Academiejaar: 2012-2013 1ste examenperiode
Van peuter tot lagere schoolkind met een autismespectrumstoornis: Een longitudinaal perspectief op de sociaal-communicatieve ontwikkeling. Masterproef neergelegd tot het behalen van de graad van master in de psychologie, afstudeerrichting klinische psychologie door Kirsten Van Acker
Promotor: Prof. dr. Herbert Roeyers Begeleiding: Dr. Mieke Dereu
Dankwoord Het schrijven van deze masterproef zou niet mogelijk geweest zijn, zonder de steun van enkele mensen. In dit dankwoord wil ik dan ook graag deze mensen bedanken voor hun hulp, inzicht en motiverende woorden.
In de eerste plaats wil ik professor dr. Herbert Roeyers bedanken voor het wekken van mijn interesse voor ontwikkelingsstoornissen tijdens zijn colleges en het opnemen van de rol van promotor.
Daarnaast wil ik dr. Mieke Dereu bedanken. Zij heeft me in elke fase van mijn masterproef gesteund, geholpen en gemotiveerd. Zij stond met haar constructieve feedback en tips aan de basis van deze masterproef.
Ten slotte wil ik alle kinderen en ouders bedanken voor hun bereidwillige medewerking aan het onderzoek. De kennismaking met deze kinderen was een zeer leerrijke en boeiende ervaring.
II
Abstract De Theory of Mind-hypothese stelt dat de vaardigheid om mentale toestanden aan zichzelf en anderen toe te schrijven, verstoord is bij individuen met ASS. Joint attention lijkt een belangrijke rol te spelen in de ontwikkeling van deze vaardigheid. In de huidige studie wordt enerzijds het verband tussen joint attention en Theory of Mind (ToM) rechtstreeks onderzocht. Anderzijds tracht men dit verband ook na te gaan op een indirecte manier, via taalvaardigheid. Via een longitudinale, prospectieve onderzoeksopzet volgen we kinderen tot de lagere schoolleeftijd op, die als peuter positief screenden voor ASS en/of een taalachterstand hadden. Binnen deze groep vergelijken we de kinderen die uiteindelijk de diagnose ASS hebben gekregen via een gespecialiseerd diagnostisch centrum met de overige kinderen waarbij er geen diagnose van ASS werd weerhouden. Beide groepen verschillen significant van elkaar op vlak van taal, intelligentie en ToM. Een verschil in joint attention was minder duidelijk aanwezig. Uit de analyses werd er een cross-sectioneel en longitudinaal verband gevonden voor joint attention en taalvaardigheid en een zeer sterk verband tussen taalvaardigheid en ToM, wat het indirecte verband tussen joint attention en ToM suggereert. In de huidige steekproef werd er echter slechts een beperkt direct verband aangetroffen. Wanneer men dit verband in toekomstig onderzoek eenduidiger tracht te reconstrueren, moet men ijveren voor een grotere steekproefgrootte en kan men best opteren voor typisch ontwikkelende kinderen als controlegroep.
IV
Inhoudsopgave
Inleiding
1
Autismespectrumstoornissen
1
Prevalentie
3
Cognitieve Theorieën
5
Executief functioneren
5
Centrale coherentie
6
Theory of Mind
7
De ontwikkeling van Theory of Mind
8
Theory of Mind bij kinderen nagaan
8
Taal
9
Joint Attention
10
De ontwikkeling van joint attention
11
Joint attention en ASS
12
Het belang van joint attention in de ontwikkeling
13
Joint attention en taal
13
Taal en Theory of Mind
15
Joint attention en Theory of Mind
17
Probleemstelling
Methode
17
21
Steekproef en opzet
21
Materiaal
24
Autismediagnostiek
24
Algemeen ontwikkelingsniveau
25
Taal
28
Intelligentie
30
Perspectiefneming
31
VI
Procedure
31
Statistische analyses
33
Resultaten
35
Groepsverschillen
35
Longitudinale verbanden
37
Is er een verband tussen joint attention en taalvaardigheid?
37
Is er een verband tussen taalvaardigheid en Theory of Mind?
40
Is er een verband tussen joint attention en Theory of Mind?
41
Bespreking
43
Groepsverschillen
43
Longitudinale verbanden
46
Methodologische beperkingen van de huidige studie
48
Toekomstig onderzoek en klinische implicaties
51
Conclusie
52
Referenties
53
VII
Lijst van tabellen en figuren
Tabellen Tabel 1
Demografische karakteristieken van de ASSgroep en de niet-ASSgroep
21
Tabel 2
Overzicht afgenomen instrumenten per leeftijd
24
Tabel 3
Statistieken groepsverschillen
35
Tabel 4
Spearman’s rangcorrelatie tussen joint attention (ESCS en ADOS) en taal (MSEL) in de totale groep
38
Tabel 5
Spearman’s rangcorrelatie tussen joint attention (ESCS en ADOS) en taal (CELF-IV-NL) in de totale groep
39
Tabel 6
Spearman’s rangcorrelatie (taal-ToM) voor de totale groep
41
Tabel 7
Fisher’s r-to-Z transformatie
41
Figuur 1
Onderzoeksprocedure longitudinale studie Dereu et al. (2010)
24
Figuur 2
CELF-IV-NL receptieve taal
37
Figuur 3
CELF-IV-NL expressieve taal
37
Figuur 4
Totaal IQ
37
Figuur 5
ToM totaalscore
37
Figuur 6
Spearman’s rangcorrelatie tussen joint attention (ESCS en ADOS) en taal (CELF-IV-NL) voor de twee groepen afzonderlijk (tweezijdig getoetst)
40
Figuren
VIII
Autismespectrumstoornissen
In de tekstrevisie van de vierde editie van de Diagnostic and Statistical Manual of Mental
Disorders
(DSM-IV-TR),
vindt
men
de
categorie
pervasieve
ontwikkelingsstoornissen. Binnen deze categorie onderscheidt men vijf stoornissen namelijk de autistische stoornis, de stoornis van Rett, de desintegratiestoornis van de kinderleeftijd, de stoornis van Asperger en de pervasieve ontwikkelingsstoornis niet anderszins omschreven (met inbegrip van atypisch autisme). Deze stoornissen worden doorgaans op zuigelingenleeftijd, kinderleeftijd of in de adolescentie gediagnosticeerd. (American Psychiatric Association, 2000). Autismespectrumstoornissen (ASS) is de algemene klinische term voor pervasieve ontwikkelingsstoornissen (Baird et al., 2006). De laatste jaren wordt de term ASS steeds meer gebruikt in plaats van een specifieke DSM-diagnose. Dit is vooral in de praktijk een nuttige evolutie gebleken, aangezien de verschillende stoornissen moeilijk van elkaar onderscheiden kunnen worden wat betreft de oorzaak, de specifieke problemen en de aangewezen behandeling (Ozonoff, 2012; Roeyers & Warreyn, 2008).
ASS wordt gekenmerkt door een triade, die kwalitatieve stoornissen in de sociale interactie, kwalitatieve stoornissen in de communicatie en zich herhalende stereotiepe patronen van gedrag, belangstelling en activiteiten omvat. Kwalitatieve beperkingen in sociale interacties kunnen zich in verschillende symptomen manifesteren, zoals duidelijke stoornissen in het gebruik van non-verbaal gedrag (oogcontact, gelaatsuitdrukking en lichaamshouding), niet tot adequate relaties komen met leeftijdsgenoten, het tekort in spontaan proberen met anderen plezier, bezigheden of prestaties te delen en de afwezigheid van sociale of emotionele wederkerigheid. Kwalitatieve beperkingen in communicatie kunnen zich uiten in stereotiep en herhaald taalgebruik, eigenaardig woordgebruik, afwezigheid van gevarieerd spontaan fantasiespel of sociaal imiterend spel, taalachterstand, volledige afwezigheid van taal
1
of wanneer men wel over voldoende taal beschikt, moeite hebben om een gesprek met anderen te beginnen of te onderhouden. De stereotiepe patronen van gedrag uiten zich voornamelijk in een sterke preoccupatie met stereotiepe en beperkte patronen van belangstelling die abnormaal zijn ofwel in intensiteit ofwel in richting, het duidelijk rigide vastzitten aan specifieke nietfunctionele routines of rituelen, stereotiepe en zich herhalende motorische maniërismen (fladderen, draaien met hand of vingers) en een aanhoudende preoccupatie met delen van voorwerpen (American Psychiatric Association, 2000).
ASS is een syndroom met een zeer uitgebreid klinisch fenotype (Oliveira et al., 2007). Het vertoont heterogeniteit zowel op het vlak van symptomen (ernst, type en frequentie) (Levy, Mandell, & Schultz, 2009), het intellectueel functioneren (gaande van een verstandelijke beperking tot hoogbegaafdheid), de sociale adaptatie (gaande van zeer afzijdig tot overformeel, hoogdravend) (Baghdadli, Picot, & Michelon, 2007; McCarthy, 2007) als het taalniveau (gaande van de afwezigheid van taal tot een zeer geleerd taalgebruik) (Kjellmer, Hedvall, Fernell, Gillberg, & Norrelgen, 2012).
De vijf stoornissen die binnen de categorie autismespectrumstoornissen vallen, kunnen van elkaar onderscheiden worden op basis van de diagnostische criteria. Zo moeten er kwalitatieve beperkingen aanwezig zijn in alle domeinen van de triade om de diagnose van een autistische stoornis of kernautisme te kunnen stellen volgens de DSM-IV-TR. Daarbij moet er ook gedurende de eerste drie levensjaren, een achterstand of abnormaal functioneren zijn in de sociale interactie, in taal zoals te gebruiken in sociale communicatie of in symbolisch of fantasiespel. Kinderen met de stoornis van Rett of de desintegratiestoornis van de kinderleeftijd vertonen aanvankelijk een normale ontwikkeling. Nadien treedt er echter een regressie op waardoor men de eerder verworven vaardigheden verliest en er duidelijke kenmerken van autisme verschijnen. Om de stoornis van Asperger te diagnosticeren moet er sprake zijn van beperkte, zich herhalende en stereotiepe patronen van gedrag, belangstelling en activiteiten en van kwalitatieve beperkingen in
2
de sociale interactie. Er mag echter geen significante achterstand zijn in de ontwikkeling van cognitie en taal. Ten slotte spreekt men van een pervasieve ontwikkelingsstoornis niet anderszins omschreven (POS-NAO) wanneer er niet voldaan is aan de criteria van kernautisme vanwege een begin op latere leeftijd, een atypische symptomatologie en/of te weinig symptomen (American Psychiatric Association, 2000).
In de toekomst zal het diagnostisch proces echter anders verlopen. Voor de nog nietgepubliceerde DSM-5 stelt men voor om de aparte diagnoses autistische stoornis, de desintegratiestoornis van de kinderleeftijd, de stoornis van Asperger en de pervasieve ontwikkelingsstoornis niet anderszins omschreven, samen te brengen onder één categorie, namelijk autismespectrumstoornissen. Men stelt vast dat de symptomen van deze vier stoornissen eerder een continuüm representeren van mild tot ernstig, dan een dichotome ja/nee diagnose van een specifieke stoornis. Men zal na de uitgave van de DSM-5 dus geen onderscheid meer maken tussen deze subtypes. Verder heeft men ook de drie domeinen van kwalitatieve stoornissen herwerkt naar twee domeinen namelijk ‘persisterende tekorten in sociale communicatie en sociale interactie’ en ‘restrictieve en repetitieve patronen van gedrag, interesses en activiteiten’. De kwalitatieve beperkingen in sociale interactie en communicatie zullen dus in de toekomst binnen hetzelfde domein geplaatst worden (American Psychiatric Association, 2010).
Prevalentie
Tot de jaren ’90, werd een prevalentie van 4 à 5 personen per 10 000 algemeen aanvaard voor kernautisme en 20 per 10 000 voor ASS (Baird et al., 2006). De prevalentieschattingen vertoonden sindsdien veel variatie. De schattingen variëren tussen 0.7 en 72.6 per 10 000 (Fombonne, 2009). De prevalentie van 0.7 per 10 000 dateert al van 1970 uit de Verenigde Staten van Amerika (Treffert, 1970). Men vond de prevalentie van 72.6 per 10 000 recenter in Zweden (Kadesjo, Gillberg, & Hagberg,
3
1999). In het Verenigd Koninkrijk zien we intussen uitschieters opduiken van iets meer dan 1% voor ASS. Baird et al. (2006) vonden een prevalentie van 38.9 per 10 000 voor kernautisme en 116.1 per 10 000 voor ASS. Deze bevinding werd gerepliceerd door Baron-Cohen et al. (2009) met prevalentiecijfers van 157 per 10 000. De hoogst gerapporteerde schatting tot nu toe, is een prevalentie van 264 per 10 000 (2.64%) voor ASS. Deze schatting vond men in Zuid-Korea (Kim et al., 2011). Fombonne (2009) vond over 43 onderzoeken heen een gemiddelde prevalentie van 20.6 per 10 000 voor kernautisme en 63.5 per 10 000 voor ASS. Ook in een zeer recente review van epidemiologische studies wereldwijd, kwam men tot een gelijkaardige inschatting van de prevalentie. De meeste studies gepubliceerd sinds het jaar
2000, uit
verschillende
geografische regionen
en
door verschillende
onderzoeksteams, bekwamen een mediaan van 17 per 10 000 voor kernautisme en 62 per 10 000 voor ASS (Elsabbagh et al., 2012). Deze cijfers worden algemeen aanvaard als ware schatting van de prevalentie. ASS wordt het meest bij jongens vastgesteld. Voor elk meisje met ASS, zijn er gemiddeld 4.2 jongens met ASS (Fombonne, 2009).
Uit deze gegevens kan men vaststellen dat de prevalentieschattingen voor ASS lijken toe te nemen. Ook Fombonne (2005) kwam tot dit besluit. Hij groepeerde 43 onderzoeken op basis van hun publicatiejaar. De gemiddelde prevalentie van kernautisme in de onderzoeken uit 1966 tot 1993 was 4.7 per 10 000. De gemiddelde prevalentie in de onderzoeken uit 1994 tot 2004 was 12.7 per 10 000. De correlatie tussen de prevalentiecijfers en het publicatiejaar was statistisch significant. Deze bevindingen tonen aan dat de prevalentieschattingen opmerkelijk gestegen zijn. Deze stijging wordt niet direct geattribueerd aan een stijging van de incidentie van ASS aangezien deze toename ook andere verklaringen kan hebben. Het is meer waarschijnlijk dat deze toename veranderingen representeert in de definities en diagnostische criteria, de beschikbaarheid van diensten, de leeftijd waarop kinderen gescreend worden en de stedelijke of landelijke locatie waar de studie plaatsvindt. Ook het feit of de data afkomstig zijn uit prospectief diagnostisch onderzoek of uit
4
retrospectieve prevalentiestudies, is een belangrijke factor die een invloed kan uitoefenen (Fombonne, 2005; Fombonne, 2009; Williams, Higgins, & Brayne, 2006). De diagnose ASS vereist een multidisciplinaire aanpak en is gebaseerd op observeerbaar gedrag. Het diagnostisch protocol moet directe observaties van het gedrag van een kind bevatten, aan de hand van spelobservaties en observaties op school en/of thuis. Men stelt dus hoofdzakelijk een gedragsdiagnose (Roeyers & Warreyn, 2008).
Cognitieve Theorieën
Verschillende cognitieve theorieën hebben getracht om bepaalde aspecten van dit gedrag bij individuen met ASS te verklaren. Drie cognitieve theorieën hebben sinds de jaren ’90 het psychologisch onderzoek naar ASS gedomineerd. Er is reeds veel onderzoek gebeurd naar Theory of Mind, centrale coherentie en executief functioneren bij ASS.
Executief functioneren. De eerste cognitieve theorie is de executieve disfunctietheorie. Executief functioneren is een functioneel construct dat enkel gedefinieerd kan worden in termen van het gedrag dat eruit voortkomt namelijk het opzettelijk, doelgericht denken en handelen (Zelazo, Craik, & Booth, 2004). Ozonoff, Bruce, en Rogers (1991, p. 1083) definiëren executief functioneren als: “The ability to maintain an appropriate problem-solving set for attainment of a future goal; it includes behaviors such as planning, impulse control, inhibition of prepotent but irrelevant responses, set maintenance, organized search, and flexibility of thought and action.” Zelazo et al. (2004) onderzochten de ontwikkeling van executief functioneren bij typisch ontwikkelende kinderen, volwassenen en ouderen. Men vond een omgekeerde U-vormige functie van executief functioneren ten opzichte van leeftijd. Deze bevinding suggereert dat de executieve functies stijgen en dalen naarmate men ouder wordt.
5
Kinderen en ouderen maakten in dit onderzoek meer perseveratieve fouten dan volwassenen.
Personen met ASS vertonen doorgaans tekorten in deze vaardigheden. Sommige onderzoekers suggereren zelfs dat ASS verklaard kan worden als een deficiet in executief functioneren (Rajendran & Mitchell, 2007). Volgens Russo et al. (2007) lijken de inhibitiemogelijkheden intact bij ASS, wanneer de inhibitieopdracht strikt gedefinieerd is en wanneer de persoon een ontwikkelingsniveau van ouder dan 6 jaar heeft bereikt. Inhibitie omvat het onderdrukken of voorkomen van een bepaald proces (Reber & Reber, 2001). Tijdens inhibitietaken moet men vaak de meer voor de hand liggende, automatische respons onderdrukken, om een tegenovergestelde actie te ondernemen. In het onderzoek van Russo et al. (2007) vond men in de late kindertijd en adolescentie echter wel een beperking in het werkgeheugenspan. Ten slotte waren er ook tekorten in de cognitieve flexibiliteit aanwezig tijdens de adolescentie en de volwassenheid. Cognitieve flexibiliteit betreft de dynamische activering en modificatie van de cognitieve processen in reactie op de veranderende taakeisen (Deak, 2003). Het omvat met andere woorden het vermogen om tijdens een cognitieve taak van doel te wisselen. Volgens Rajendran en Mitchell (2007) kunnen executieve deficieten veel niet-sociale aspecten van ASS verklaren zoals het stellen van repetitief gedrag. Maar niet elk individu met ASS vertoont executieve problemen en diegene die er wel vertonen, kunnen verschillende profielen van executief functioneren hebben.
Centrale coherentie. Een andere theorie is de ‘weak central coherence’ theorie die zowel sociale als nietsociale kenmerken van ASS kan verklaren (Rajendran & Mitchell, 2007). Frith (1989, zie Frith & Happé, 1994) stelde dat ASS gekarakteriseerd wordt door een onevenwicht in de integratie van informatie op verschillende niveaus. Centrale coherentie wordt volgens haar gedefinieerd als een karakteristiek van normale informatieverwerking, waardoor men verschillende informatie integreert tot een betekenis van hoger niveau
6
binnen de context. Centrale coherentie is dus de tendens om inkomende informatie globaal en binnen een context te verwerken. Dit concept helpt mensen om structuur en betekenis te zien maar gaat ten koste van de aandacht naar details (Walter, Dassonville, & Bochsler, 2009). Frith suggereert dat dit universeel kenmerk van informatieverwerking verstoord is bij mensen met ASS. Ze zouden een gebrek aan centrale coherentie hebben (Frith, 1989, zie Frith & Happé, 1994). Sindsdien is er een sterk en groeiend bewijs dat mensen met ASS gekarakteriseerd worden door een superieure prestatie op taken die een detailgerichte verwerking vereisen. Zij vertonen eerder een superioriteit in lokale verwerking, dan een deficiet in globale verwerking (Happé & Frith, 2006). Deze bias moet dus niet aanzien worden als een tekort, maar eerder als een specifieke cognitieve stijl. Deze specifieke stijl heeft bij een aantal taken nadelen, maar even belangrijk, bij een aantal taken voordelen (Noens, 2008). Deze cognitieve stijl kan enkele niet-sociale kenmerken van ASS verklaren zoals de aandacht voor details en het moeizaam transferen van aangeleerde kennis (Rajendran & Mitchell, 2007). Anderzijds biedt het ook een verklaring voor de sociale moeilijkheden die mensen met ASS ervaren. Een correcte taxatie van een sociale situatie vergt namelijk een globale waarneming. Zonder dit geheel is het moeilijk om alle elementen en details afzonderlijk te gaan interpreteren (Berger, Aerts, Van Der Sijde, Van Den Bogart-Bex, & Teunisse, 2002).
Theory of Mind. Eén van de belangrijkste cognitieve theorieën omtrent ASS is Theory of Mind (ToM). Dit concept stelt dat een individu mentale toestanden aan zichzelf en anderen kan toeschrijven. Deze mentale toestanden refereren naar overtuigingen, verlangens, intenties, emoties en percepties die niet direct observeerbaar zijn (Milligan, Astington, & Dack, 2007; Premack & Woodruff, 1978). Ze kunnen gebruikt worden om het gedrag van anderen te voorspellen en te verklaren in termen van hun veronderstelde gedachten en gevoelens. De ToM-hypothese gaat er van uit dat deze vaardigheid verstoord is bij mensen met ASS en tracht de sociale en communicatieproblemen bij
7
ASS te verklaren (Frith, 2001). Dit deficiet manifesteert zich voornamelijk in het falen om rekening te houden met de mentale toestanden van anderen (Rajendran & Mitchell, 2007). Men spreekt in deze context ook van mind blindness en mentalisatie (Frith, 2001).
De ontwikkeling van Theory of Mind. Een pasgeboren baby bezit nog geen ToM. Er is echter wel reeds een aanleg, een bepaalde sensitiviteit voor sociale stimuli aanwezig, die door de sociale omgeving geactiveerd wordt. Deze sensitiviteit komt in het eerste levensjaar initieel tot uiting wanneer een kind automatisch de blik van een ander persoon volgt (Carpenter, Nagell, & Tomasello, 1998; Frith, 2001). Deze vaardigheid ontwikkelt zich verder tot men rond de leeftijd van 5 à 8 jaar gevorderde concepten zoals misleiding, leugens en bluf verwerft.
De
ToM-hypothese
voorspelt
dat
deze
mijlpalen
bij
ASS
niet
leeftijdsadequaat bereikt worden (Frith, 2001).
Theory of Mind bij kinderen nagaan. False belieftaken worden het meest gebruikt om ToM bij kinderen na te gaan (Rajendran & Mitchell, 2007). False belief is het begrijpen van een verkeerde overtuiging van een ander persoon. Hiervoor moet men een representatie hebben van de foute overtuiging van een persoon in relatie tot de eigen kennis (Wimmer & Perner, 1983). Deze taken gaan de mogelijkheden bij een kind na, om te redeneren over de gedragconsequenties wanneer men een verkeerde overtuiging heeft. Wanneer kinderen de leeftijd van 5 jaar bereiken, begrijpen ze dat mensen de wereld in hun gedachten representeren. Ze begrijpen ook dat deze representaties zullen bepalen wat mensen zeggen of doen, zelfs wanneer dat verkeerde representaties zijn (Milligan et al., 2007).
Binnen deze false belieftaken wordt een onderscheid gemaakt tussen first order belief en second order belief. Beide taken gaan na of een kind begrijpt dat meerdere personen verschillende gedachten kunnen hebben over dezelfde situatie. Bij first order
8
belieftaken moet het kind zich slechts verplaatsen in de mentale toestand van één persoon, bijvoorbeeld ‘wat John denkt’. Bij second order belieftaken moet het kind rekening houden met ingesloten mentale toestanden, bijvoorbeeld ‘wat John denkt dat Mary denkt’. Kinderen met ASS verwerven deze vaardigheid later dan typisch ontwikkelende kinderen (Baron-Cohen, 2001).
Hoewel veel elementen van deze cognitieve theorieën reeds gestaafd zijn in onderzoek, is geen enkele theorie in staat om ASS in al zijn heterogene verschijningsvormen volledig te verklaren. ASS is volgens Rajendran en Mitchell (2007) dan ook een goed voorbeeld van equifinaliteit en multifinaliteit. Er is meer dan één ontwikkelingstraject dat leidt tot een bepaalde outcome (equifinaliteit) en gelijkaardige vroege ervaringen resulteren niet altijd in dezelfde outcome (multifinaliteit). Aangezien deze theorieën geen sluitend antwoord kunnen bieden voor de problemen die individuen met ASS ondervinden, is men op zoek gegaan naar uitbreidingen op deze theorieën en andere mogelijke verklaringsmodellen. Een onderzoekslijn die hierdoor ontstaan is, betreft de rol van joint attention en taalvaardigheid bij de ontwikkeling van ToM bij kinderen met ASS. Deze onderzoekslijn wordt in de huidige studie verder toegelicht.
Taal
Beperkingen in taal worden steeds meer erkend bij kinderen met ASS. Zo wordt er onder meer een significante achterstand en grote variabiliteit in de ontwikkeling van receptieve en expressieve taal waargenomen bij peuters en kleuters met ASS. (Kjellmer et al., 2012; Weismer, Lord, & Esler, 2010) In het onderzoek van Weismer et al. (2010) heeft men een groep peuters met ASS vergeleken met een controlegroep van peuters met een ontwikkelingsachterstand. De controlegroep vertoonde hogere receptieve taalscores dan expressieve. Dit patroon observeert men doorgaans ook bij typisch ontwikkelende kinderen. De groep met ASS
9
vertoonde echter het omgekeerde patroon, waarbij zij hoger scoorden op expressieve taal. Hudry et al. (2010) vonden gelijkaardige resultaten. Zij deden onderzoek bij kleuters met kernautisme. Hoewel de groep duidelijke beperkingen in taalbegrip en taalproductie vertoonde, vond men opnieuw dat de kinderen meer beperkt waren in de receptieve taalvaardigheden dan in de expressieve.
Op latere leeftijd kan men taal diepgaander bestuderen namelijk op vlak van pragmatiek (het gebruik van taal als communicatiemiddel), prosodie (het ritme, de klemtoon en de intonatie van spraak), syntax (de combinatie van woorden in zinnen), morfologie (woordstructuur en woordvorming) en fonologie (de manier waarop een spreker spraakklanken organiseert om betekenis over te brengen). Bij individuen met ASS werden er zowel deficieten op vlak van pragmatiek (Kelley, Paul, Fein, & Naigles, 2006; Lam & Yeung, 2012), de productie en het begrip van prosodie (Shriberg et al., 2001), de syntax (Eigsti, Bennetto, & Dadlani, 2007) en de articulatie (Eigsti, de Marchena, & Schuh, 2011) teruggevonden. Bij ASS is er sprake van een grote heterogeniteit op vlak van taal. De taalontwikkeling van een kind met ASS blijkt dan ook zeer belangrijk voor de prognose op lange termijn. Zo bleek onder meer in de longitudinale studie van Darrou et al. (2010) dat de afwezigheid van spraak op de leeftijd van 5 jaar een risicofactor vormt voor een negatieve prognose drie jaar later.
Joint Attention
Joint attention wordt gedefinieerd als de triadische coördinatie van aandacht tussen een kind, een tweede persoon en een derde gebeurtenis, voorwerp of persoon. Het is het vermogen om de aandacht te coördineren tussen een sociale partner en een object waar men beide interesse voor heeft (Bakeman & Adamson, 1984). Binnen deze sociale vaardigheid kan men twee vormen onderscheiden. Enerzijds stellen kinderen imperatief of vragend joint attentiongedrag wanneer zij iets willen verkrijgen. Hun verzoekende gebaren (behavioral requests) dienen dan om hulp van
10
een andere persoon te ontlokken, een object te verkrijgen of het krijgen van hulp om een object te manipuleren. Dit gedrag heeft dus een instrumentele functie. Anderzijds stellen kinderen ook declaratief of tonend joint attentiongedrag, om hun interesse met iemand anders te delen. Het kind wil iets tonen dat hij denkt dat voor de ander belangrijk is. Dit gedrag heeft een communicatieve functie (Carpenter, Nagell, & Tomasello, 1998; Mundy et al., 2003; Paparella, Goods, Freeman, & Kasari, 2011). Verder kan men nog een onderscheid maken tussen actieve en passieve joint attention. Passieve joint attention refereert naar de mogelijkheid tot het volgen van de blik of de gebaren van anderen. Actieve joint attention refereert naar de mogelijkheid om met een blik of gebaren, de aandacht van anderen te richten op het delen van spontane ervaringen (Mundy et al., 2007).
De ontwikkeling van joint attention. Kinderen ontwikkelen joint attention tijdens hun eerst twee levensjaren (Buruma & Blijd-Hoogewys, 2010). Als zuigeling gaat men enkel een dyadische interactie aan met de zorgfiguur, waarbij de aandacht beperkt wordt tot dit interactieproces. Na enkele maanden, richt een kind zijn aandacht meer op de exploratie van objecten. Geleidelijk aan ontstaan er meer triadische interacties waarbij het object betrokken wordt in sociale interacties. Volgens Bakeman en Adamson (1984), switchen baby’s hun blik heen en weer tussen het object en een persoon, vanaf de leeftijd van 6 maanden. Recent toonde Striano, Stahl, Cleveland, en Hoehl (2007) echter aan dat een baby van 3 maanden reeds sensitief is voor triadische interacties. Tussen 9 en 18 maanden volgt er dan een vormende periode in deze ontwikkeling waarbij leeftijdsgerelateerde veranderingen in de sociale cognitie een primaire invloed lijken te hebben (Mundy et al., 2007; Bruinsma, Koegel, & Koegel, 2004). Het kind probeert actief zijn aandacht voor een extern voorwerp te delen tijdens sociale situaties, waarbij dit object het onderwerp van de interactie wordt (Bakeman & Adamson, 1984).
11
Joint attention en ASS. Er is reeds veel onderzoek gebeurd naar joint attention bij kinderen. Men vindt niet altijd verschillen in de toepassing van specifiek joint attentiongedrag tussen kinderen met ASS en typisch ontwikkelende kinderen (Paparella et al., 2011). Maar algemeen komt uit onderzoek wel naar voor dat joint attentionvaardigheden zich vertraagd ontwikkelen, minder frequent of afwezig zijn bij kinderen met ASS (Bruinsma et al., 2004; Warreyn, Roeyers, Oelbrandt, & De Groote, 2005; Naber et al., 2008; Wong & Kasari, 2012). Bij kinderen met ASS ontwikkelen deze vaardigheden zich pas op een latere mentale leeftijd van 17 tot 30 maanden (Clifford & Dissanayake, 2008). Volgens Naber et al. (2008) zijn tekorten in joint attention dan ook één van de vroegste signalen bij jonge kinderen, die op een latere leeftijd de diagnose ASS krijgen. De ontwikkeling van deze belangrijke sociale vaardigheid op jonge leeftijd is gerelateerd aan de prognose (Charman, 2003; Buruma & Blijd-Hoogewijs, 2010). Doorheen de decennia, heeft het onderzoek naar joint attention bij ASS zich op verschillende aspecten gericht waarbij er uiteenlopende en soms ook tegenstrijdige resultaten gerapporteerd werden. Men kan een onderscheid binnen deze artikels maken op basis van de vorm van joint attention waarop men zich toespitste en de methodologie die gehanteerd werd (onderzoeksopzet en steekproeftrekking). Leekam, López, en Moore (2000), die onderzoek hebben gedaan bij kleuters met ASS, vonden moeilijkheden met joint attention terug, zowel op dyadisch als triadisch niveau van interactie. Uit onderzoek blijkt verder ook dat personen met ASS beperkt zijn in hun ontwikkeling van zowel imperatieve als declaratieve handelingen. Maar de beperkingen van de declaratieve handelingen zijn ernstiger (Charman, 2003; Bruinsma et al., 2004). Ten slotte worden er ook problemen opgemerkt in het initiëren en reageren op joint attention (Clifford & Dissanayake, 2008).
Paparella et al. (2011) hebben onderzoek verricht naar de timing en sequentie van het verwerven van joint attentionvaardigheden bij kinderen met ASS. Men is nagegaan of deze verschilden van typisch ontwikkelende kinderen aan de hand van een longitudinale en cross-sectionele studie. Uit de resultaten kon men concluderen dat de
12
kinderen met ASS een atypisch ontwikkelingstraject volgden van non-verbale joint attentionvaardigheden. De volgorde waarin deze kinderen bepaalde non-verbale joint attentionvaardigheden ontwikkelden, verschilt met die van typisch ontwikkelende kinderen. Deze conclusie wordt echter niet gedeeld in andere onderzoeken. Vaak stelt men vast dat kinderen met ASS een soortgelijk ontwikkelingstraject volgen maar dat deze ontwikkeling trager tot stand komt (Naber et al., 2008).
Het belang van joint attention in de ontwikkeling. Er is reeds veel interesse vertoond in de rol van joint attention als precursor van de taalontwikkeling en de ontwikkeling van ToM. Er zijn twee manieren waarop joint attention als precursor kan aanzien worden. Ofwel groeit of verandert joint attention uit tot een ToM- of taalvaardigheid. Joint attention kan dan gezien worden als een vroege vorm van dit gedrag. Ofwel verwerft een kind later deze mogelijkheden via zijn vroege ervaringen met joint attention (Charman, 2003).
Joint attention en taal. Het verband tussen joint attention en taal is de laatste jaren uitgebreid onderzocht. Uit onderzoek blijkt dat een kind zijn eerste taalvaardigheid verwerft via het proces van joint attention. Het aanleren van de eerste woorden van een kind vindt plaats wanneer een volwassene een object benoemt, waar het kind zijn aandacht reeds naar toe richt (Tomasello & Farrar, 1986). Op de leeftijd van 18 maanden, kan een kind nagaan waar een volwassene zijn aandacht aan schenkt, wanneer hij een onbekend woord uitspreekt en vervolgens hypothesen vormen over de betekenis van dat woord (Baldwin, 1995, zie Miller, 2006). Verschillende studies hebben dit verband reeds aangetoond. Zo vonden Mundy et al. (2007) dat het reageren op joint attention op 12 maanden en het initiëren van joint attention op 18 maanden bij typisch ontwikkelende kinderen, longitudinaal gerelateerd was aan taal op 24 maanden. Ook in onderzoek bij kinderen met ASS vindt men gelijkaardige resultaten terug. Charman (2003) vond dat de joint attentiontaak in zijn onderzoek (het aantal keer dat een kind zijn blik wisselt
13
tussen het speelgoed en de volwassene) op 20 maanden, concurrent en longitudinaal geassocieerd was met taalvaardigheden op 20 en 42 maanden.
Wanneer we meer gericht kijken naar de verschillende aspecten van joint attention, merken we tegenstrijdige conclusies op. Delinicolas en Young (2007) vonden dat zowel het initiëren van als het reageren op joint attention, bij kinderen met ASS met een gemiddelde leeftijd van bijna 4 jaar, significant gerelateerd was aan de taalontwikkeling en sociale interactie. Het reageren op joint attention en zowel expressieve als receptieve taal waren het hoogst gecorreleerd. Murray et al. (2008) vonden echter enkel een significant verband bij vierjarige kinderen met ASS, tussen het reageren op joint attention enerzijds en receptieve en expressieve taal anderzijds. Er werd geen verband gevonden tussen het initiëren van joint attention en taal. Ten slotte vond men in het onderzoek van Toth, Munson, Meltzoff, en Dawson (2006) enkel een associatie tussen het initiëren van protodeclaratieve joint attention en taalvaardigheid bij kinderen met ASS. Er werd geen statistisch significant verband teruggevonden met het reageren op protodeclaratieve joint attention. Deze studies verschillen onderling voornamelijk op vlak van steekproef (leeftijd en klinische diagnose) en opzet (longitudinaal of cross-sectioneel). Dit kan mogelijks een verklaring bieden voor deze tegenstrijdige resultaten.
De interventiestudie van Kasari, Paparella, Freeman, en Jahromi (2008) toont op een andere manier de relatie tussen joint attention en taal aan. Zo bleek bij kinderen met ASS, die een interventie voor joint attention hadden gevolgd, de taalvaardigheid sterker te groeien over een periode van 12 maanden dan bij de controlegroep. Ook in de follow-up studie bleek dat een interventie gericht op joint attention geassocieerd is met een betere prognose op vlak van de taalontwikkeling (Kasari, Gulsrud, Freeman, Paparella, & Hellemann, 2012). Dat joint attention een grote rol speelt in de ontwikkeling van taal is inmiddels duidelijk (Colonnesi, Stams, Kister, & Noom, 2010; Saxon, Colombo, Robinson, & Frick, 2000; Thurm, Lord, Lee, & Newschaffer, 2007). Deze samenhang tussen joint attention
14
en taal is ook een indirect bewijs dat joint attention gerelateerd is aan ToM, omdat taal een cruciale rol speelt in de ontwikkeling van ToM (Kristen, Sodian, Thoermer, & Perst, 2011).
Taal en Theory of Mind. ASS wordt onder andere gekenmerkt door een kwalitatief tekort in communicatie. Tager-Flusberg (Baron-Cohen, Tager-Flusberg, & Cohen, 2000) stelde bij individuen met ASS significante tekorten vast in het toepassen van een variëteit aan taalfuncties, die van belang zijn bij sociale communicatie. Zo geven kinderen met ASS zelden commentaar over de huidige activiteit en gebruiken ze zelden taal om aandacht te zoeken of te delen, om nieuwe informatie aan te bieden of om eigen intenties en mentale toestanden te verwoorden. Verder vond men ook dat individuen met ASS moeilijk verhalen kunnen vertellen waarbij men ingaat op de motivatie, gedachten en gevoelens van de personages. Deze tekorten worden geassocieerd met de capaciteit om de mentale toestand van anderen te begrijpen. Deze capaciteit heeft men nodig om bij false belieftaken tot een correcte oplossing te komen.
Significante relaties tussen taal en de prestatie van kinderen op false belieftaken zijn meermaals gedemonstreerd in onderzoek, zowel bij typisch ontwikkelende kinderen als in klinische steekproeven. Milligan et al. (2007) toonden aan dat taalvaardigheid een significante predictor is van veranderingen in de prestatie op false belieftaken. Taal, en meer bepaald het gebruiken van cognitieve en mentale termen, bleken duidelijk een rol te spelen in de ontwikkeling van het false belief begrip. In het onderzoek van Grazzani en Ornaghi (2012) werd echter gevonden dat vooral het begrijpen van metacognitieve taal (d.i. de taal die gebruikt wordt om de mentale toestand van zichzelf of anderen de omschrijven), het sterkst gecorreleerd was met de prestatie op ToM-taken. Daarnaast blijken ook de verbale capaciteiten, gemeten aan de hand van een woordenschattest, sterk geassocieerd te zijn met het slagen op ToM-taken. Het niveau van de capaciteiten die aanwezig moeten zijn om te slagen voor deze taken, is
15
significant hoger bij kinderen met ASS dan bij de normaalpopulatie. Dit kan duiden op een verschillende strategie die gehanteerd wordt om tot een oplossing te komen (Happé, 1995). De ToM-hypothese bij ASS stelt dat een verzwakte ToM onderliggend is aan de sociale en communicatieve tekorten die ASS karakteriseren. Er is echter een proportie van mensen met ASS die wel slagen op ToM-taken, hoewel zij toch ernstige sociale en communicatieve tekorten vertonen (Lind & Bowler, 2009) Een mogelijke verklaring die men ook in het onderzoek van Happé (1995) aanhaalt, steunt op de verbale capaciteiten van een persoon. Individuen met ASS steunen vermoedelijk meer op linguïstische strategieën om tot de juiste oplossing te komen. Als dit het geval zou zijn, dan zou het slagen op zulke taken bij mensen met ASS niet hetzelfde onderliggende proces weergeven als bij typisch ontwikkelende individuen. Deze verklaring is consistent met de literatuur waarbij er een sterke positieve relatie tussen taal (algemene taalniveau, semantiek, receptieve woordenschat en syntax) en de prestatie op ToM-taken bij ASS gevonden wordt (Lind & Bowler, 2009; Milligan et al., 2007).
Ten slotte heeft men ook nagegaan of er een verschil binnen het autismespectrum gevonden kan worden, in de prestatie op ToM-taken. Kinderen met de stoornis van Asperger onderscheiden zich van kinderen met hoogfunctionerend kernautisme omdat er geen achterstand aanwezig is in de ontwikkeling van taal. Men kan zich dan afvragen of dit een invloed heeft op de prestatie op ToM-taken. Wanneer kinderen met Asperger vergeleken werden met hun peers met hoogfunctionerend kernautisme en een vergelijkbare chronologische, non-verbale en verbale mentale leeftijd, bleek dat de kinderen met Asperger het false belief begrip vroeger ontwikkelden. Er werden echter geen significante verschillen waargenomen tussen de kinderen met Asperger en de groep typisch ontwikkelende peers. Een mogelijke verklaring hiervoor is dat de kinderen met hoogfunctionerend kernautisme een andere taalverwervinggeschiedenis doorgemaakt hebben (Paynter & Peterson, 2010), wat opnieuw de link tussen taal en ToM benadrukt.
16
Joint attention en theory of mind. Joint attention lijkt ook een belangrijke rol te spelen in de ontwikkeling van ToM. Het wordt zelfs als een belangrijke voorloper beschouwd (Buruma & Blijd-Hoogewys, 2010). De eerder besproken studies tonen dit verband slechts indirect aan via de associatie tussen joint attention en de taalontwikkeling enerzijds en tussen de taalontwikkeling en ToM anderzijds (Charman et al., 2000). Aangezien deze argumenten slechts een indirect bewijs vormen, is er nood aan meer longitudinaal onderzoek dat deze ontwikkeling prospectief opvolgt. Uit een longitudinale studie van Charman et al. (2000) bleek dat joint attentiongedrag bij typisch ontwikkelende kinderen op 20 maanden geassocieerd was met ToM op 44 maanden. Ook Colonnesi (2005) vond bevestiging voor de hypothese dat joint attention, en vooral het wijsgebaar, een precursor vormt voor ToM. Het door een kind produceren en begrijpen van wijzen, is één van de eerste indicatoren van het begrip dat anderen intentionele mentale actoren zijn. Wijzen is dus een unieke mijlpaal in de taal en in de sociale ontwikkeling bij kinderen (Colonnesi, Stams, Koster, & Noom, 2010) Kristen et al. (2011) observeerden een groep typisch ontwikkelende kinderen op 7 meetmomenten met een gemiddelde leeftijd gaande van 6 maanden (T1) tot 39 maanden
(T7).
Tijdens
deze
onderzoeksmomenten
werd
joint
attention,
imitatiegedrag, werkgeheugen en taal nagegaan. Deze studie toonde aan dat imperatief wijzen aanzien kan worden als de voorloper van het begrip dat verlangens en wensen subjectief zijn. Het besef dat het verlangen van een ander persoon onafhankelijk is van de eigen verlangens. Verder vonden ze ook dat het declaratief wijzen en het volgen van een aanwijzing op de leeftijd van 9 maanden, het kunnen lezen van doelgerichte intenties van anderen een half jaar later voorspelde.
Probleemstelling
In onderzoek kijkt men zelden op een directe manier naar de betekenis van individuele verschillen in joint attention voor de algemene ontwikkeling. In deze studie wordt daarom een hoge risicogroep van peuters, die ooit positief screenden voor ASS en/of
17
een taalachterstand hadden, prospectief opgevolgd tot op lagere schoolleeftijd. Uit een review van de literatuur blijkt dat er nog geen longitudinaal onderzoek verricht is, vanuit een grootschalige screening naar ASS, dat kinderen opvolgt tot de leeftijd van 7 à 8 jaar (Baghdadli et al., 2007; Eaves & Ho, 2004; Michelotti, Charman, Slonims, & Baird, 2002; Miniscalco, Nygren, Hagberg, Kadesjö, & Gillberg, 2006; Möricke, Swinkels, Beuker, & Buitelaar, 2010; Starr, Szatmari, Bryson, & Zwaigenbaum, 2003; Turner, Stone, Podzol, & Coonrod, 2006; Turner & Stone, 2007; Woolfenden, Sarkozy, Ridley, & Williams, 2012; Yang, Jong, Hsu, & Chen, 2003). Met uitzondering van het onderzoek van Charman et al. (2005), waarbij men peuters opvolgde tot de leeftijd van 7 jaar. In tegenstelling tot ons onderzoek, betrekken zij de vals positieven echter niet in de follow-up. Zij bestuderen enkel de ontwikkeling van de kinderen die na een positieve screening, uiteindelijk gediagnosticeerd werden met ASS.
Binnen dit onderzoek willen we nagaan of er een associatie is tussen joint attention op peuter- en kleuterleeftijd en taal op peuter-, kleuter- en lagere schoolleeftijd. Uit voorgaand onderzoek kunnen we verwachten dat kinderen met ASS problemen ervaren in de taalontwikkeling onder meer ten gevolge van de verstoorde joint attentionvaardigheden. We hebben reeds enkele studies bij jonge kinderen hieromtrent aangehaald. Wanneer we kijken naar de studies bij oudere kinderen rond het zevende levensjaar, zien we gelijkaardige resultaten. In een longitudinale studie die kinderen met ASS, POS-NAO of een andere ontwikkelingsstoornis gedurende 7 jaar opvolgde tot de leeftijd van 9 jaar, kwam men ook tot de conclusie dat joint attention een sterke positieve predictor is voor het verbale ontwikkelingsniveau (Anderson et al., 2007). Thurm et al. (2007) vonden ook dat het reageren op joint attention bij kinderen met ASS op tweejarige leeftijd een significante voorspeller was van receptieve taal op vijfjarige leeftijd. Onze eerste hypothese luidt dan ook dat onze klinische steekproef van kinderen met ASS een lager taalniveau zal hebben dan onze controlegroep en dat dit gerelateerd is aan joint attention gemeten op peuter- en kleuterleeftijd.
18
Verder willen we de relatie tussen taal op peuter-, kleuter- en lagere schoolleeftijd enerzijds en ToM op lagere schoolleeftijd anderzijds nagaan. Uit onderzoek blijkt dat er significante relaties tussen taal en de prestatie op ToM-taken gevonden kunnen worden bij typisch ontwikkelende kinderen. Hoewel er algemeen vanuit gegaan wordt dat de ToM-vaardigheid verstoord is bij kinderen met ASS, zijn er toch kinderen die wel slagen op taken die peilen naar deze vaardigheid, hoewel zij wel ernstige sociale en communicatieve tekorten vertonen (Lind & Bowler, 2009). Er wordt vermoed dat deze kinderen tot een correcte oplossing komen via compensatorische, verbaal gemedieerde strategieën. Binnen dit onderzoek willen we nagaan of er zowel een cross-sectioneel als een longitudinaal verband gevonden kan worden.
Ten slotte willen we binnen dit onderzoek de associatie tussen joint attention op peuter- en kleuterleeftijd enerzijds en ToM op lagere schoolleeftijd anderzijds, op een directe manier bestuderen. Zoals eerder besproken, blijkt uit verschillende studies dat joint attention als een voorloper beschouwd kan worden van ToM (Charman et al., 2000; Kristen et al., 2011). We willen binnen dit onderzoek nagaan of deze associatie ook teruggevonden kan worden op latere leeftijd, aangezien de besproken artikels zich beperken tot de peuter- en kleuterleeftijd. We verwachten dat beperkt joint attentiongedrag op peuter- en kleuterleeftijd gerelateerd is aan beperkte ToMvaardigheden op lagere schoolleeftijd. Ook willen we onderzoeken of bepaalde vormen van joint attention meer of minder geassocieerd zijn aan ToM.
Deze longitudinale studie is zowel theoretisch als klinisch van belang. Aangezien ASS een zeer heterogene verschijningsvorm heeft, is deze studie theoretisch interessant om de mogelijke ontwikkelingstrajecten te achterhalen. Over de evolutie van ASS tijdens de eerste levensjaren is tot nog toe zeer weinig gekend. Daarnaast is het ook klinisch van belang voor de ouders. Nadat de diagnose ASS gesteld wordt bij hun kind, ervaren zij doorgaans veel onzekerheid omtrent de prognose. Aan de hand van longitudinaal onderzoek kan men nagaan of er precursoren gevonden kunnen worden die het latere functioneren van hun kind kunnen voorspellen.
19
Methode
Steekproef en opzet
De huidige studie kadert binnen een prospectieve longitudinale studie van Dereu et al. (2010). De steekproef bestaat uit 35 kinderen die als peuter positief screenden voor ASS (n = 30) en/of een taalachterstand (n = 51) hadden. De kinderen die uiteindelijk de diagnose ASS toegekend kregen via een gespecialiseerd diagnostisch centrum, behoren tot de ASSgroep (n = 17). Er behoren meer jongens dan meisjes tot deze groep (13 jongens, 76.5%), wat de tendens in de prevalentie van ASS weerspiegelt. De overige kinderen die na een positieve screening en/of taalachterstand toch geen diagnose van ASS hebben gekregen, werden toegewezen aan de niet-ASSgroep (n = 18 waarvan 11 jongens, 61.1%). Hoewel zij geen klinische diagnose van ASS toegekend kregen, blijken deze kinderen ook vaak problemen te ervaren. Zes kinderen kregen een andere diagnose toegekend (verbale ontwikkelingsdyspraxie, dyscalculie, syndroom van Zellweger of een verstandelijke beperking). De ouders van vijf overige kinderen rapporteerden andere problemen (zwakke schoolprestaties, affectieve problemen (angst/depressie) of sociale problemen). Zoals te zien in Tabel 1, verschilt de gemiddelde leeftijd van beide groepen significant van elkaar. De ASSgroep is significant ouder dan de niet-ASSgroep. Er werden verder geen significante verschillen gevonden voor gender en de socio-economische status (SES).
Tabel 1
Demografische karakteristieken van de ASSgroep en de niet-ASSgroep
Variabelen
ASSgroep (n=17)
Niet-ASSgroep (n=18)
Toetsen
Gender
13 jongens – 4 meisjes
11 jongens – 7 meisjes
(1) = 0.33
Leeftijd (maand)
M = 93.35
SD = 4.66
M = 89.17
SD = 6.05
F(1,33) = 5.21*
SES
M = 47.18
SD = 12.14
M = 48.80
SD = 12.98
F(1,33) = 0.12
* p < .05 1
Drie van de vijf kinderen die enkel een taalachterstand hadden, kregen nadien de diagnose ASS toegekend. Dit duidt het belang aan om deze kinderen op te nemen in de follow-upstudie.
21
De prospectieve longitudinale studie van Dereu et al. (2010) heeft reeds een aantal stadia doorlopen (zie Figuur 1). Fase 1: Screening CESDD Tussen 2006 en 2010 vond er een screening naar ASS plaats in verschillende kinderdagverblijven en diensten voor opvanggezinnen in Vlaanderen. Daarvoor ontwikkelden de onderzoekers een nieuw screeningsinstrument, namelijk de Checklist for Early Signs of Developmental Disorders (CESDD; Dereu et al., 2012a), die zich baseert op de rapportage van kinderverzorgsters. Zij werden gevraagd om de kwaliteit van bepaalde gedragingen in te schatten voor elk kind en dit te vergelijken met hun peers. In totaal werden er 7092 kinderen gescreend op een gemiddelde leeftijd van 22.35 maanden.
Fase 2: Ouderrapportage De ouders van de kinderen die positief screenden voor ASS op de CESDD of waarvan de kinderverzorgsters een taalachterstand aangaven op de CESDD, werden gevraagd om extra screeningsvragenlijsten naar ASS in te vullen. Voor elk kind werd de Early Screening for Autistic Traits Questionnaire (ESAT; Dietz et al., 2006; Swinkels et al., 2006) ingevuld. Afhankelijk van de leeftijd van het kind, werd er bijkomend (a) de First Year Inventory (FYI; Reznick et al., 2007; Watson et al., 2007; Nederlandse vertaling door Dereu, Meirsschaut, & Roeyers, 2006), (b) de Modified Checklist for Autism in Toddlers (M-CHAT; Robins et al., 2001; Nederlandse vertaling door Dereu, Meirsschaut, Warreyn, & Roeyers, 2006) of (c) de Vragenlijst over Gedrag en Sociale Communicatie (SCQ; Rutter, Bailey, & Lord, 2003; Nederlandse vertaling door Warreyn, Raymaekers, & Roeyers, 2004) ingevuld. Daarnaast werd ook de taalontwikkeling nagegaan aan de hand van de Nederlandstalige versie van de MacArthur Communication Development Inventories – Short form (N-CDI’s korte vormen; Zink, 2003).
Fase 3: Onderzoek aan de Universiteit van Gent
Kinderen die op minstens één
screener voor ASS positief screenden bij de ouderrapportage en/of een taalachterstand
hadden,
werden
uitgenodigd
voor
een
verdere
ontwikkelingsassessment aan de universiteit. Daar nam men de Mullen Scales of Early
22
Learning (MSEL; Mullen, 1995) af. Deze test biedt inzicht in de cognitieve en motorische vaardigheden van het kind. Verder nam men ook de Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS; Lord, Rutter, DiLavore, & Risi, 1999) af, een semigestructureerde assessment omtrent communicatie, sociale interactie, spel en imaginair gebruik van materiaal. Er werden in totaal 79 kinderen getest aan de universiteit. Op basis van een consensus in de klinische oordelen van de onderzoeksgroep werden er 48 kinderen doorverwezen naar gespecialiseerde diagnostische centra voor ASS.
Fase 4: Follow-up op de leeftijd van 3 en 4 jaar Van deze 79 kinderen zijn er 41 gezien voor follow-up rond het derde en het vierde levensjaar (Dereu, Roeyers, Raymaekers, Meirsschaut, & Warreyn, 2012b). Op driejarige leeftijd werd er een instrument afgenomen om de non-verbale communicatievaardigheden na te gaan, namelijk de Early Social-Communication Scales. De MSEL werd verder ook op driejarige en vierjarige leeftijd afgenomen (zie ook Tabel 2).
Fase 5: Follow-up op de leeftijd van 7 à 8 jaar In het huidige onderzoek heeft men getracht deze 79 kinderen opnieuw op te zoeken op de leeftijd van 7 à 8 jaar, om na te gaan hoe ze uitgegroeid zijn tot lagere schoolkinderen. Zes meertalig opgevoede kinderen werden van het onderzoek uitgesloten aangezien Nederlands niet langer hun hoofdtaal was, 4 kinderen konden niet deelnemen aan het onderzoek omdat ze in het buitenland woonden, 7 kinderen konden niet meer gecontacteerd worden en 15 kinderen hadden de minimumleeftijd van 7 jaar nog niet bereikt. Van de overblijvende 47 kinderen, hebben er 35 kinderen (74.47%) opnieuw deelgenomen aan de huidige follow-up studie.
23
Figuur 1. Onderzoeksprocedure longitudinale studie Dereu et al. (2010)
Materiaal
Tabel 2
Overzicht afgenomen instrumenten per leeftijd
Leeftijd 2 jaar
Instrument Mullen Scales of Early Learning (ontwikkelingstest) Autism Diagnostic Observation Schedule (diagnostisch instrument) Mullen Scales of Early Learning (ontwikkelingstest) Early Social-Communication Scales (instrument joint attention) Mullen Scales of Early Learning (ontwikkelingstest) Theory of Mind Test Revised Wechsler Intelligence Scale for Children-III-NL (intelligentietest) Clinical Evaluation of Language Fundamentals-4-NL (taaltest)
3 jaar 4 jaar 7/8 jaar
n 35 35 25 25 25 35 35 35
Gemiddelde lft in maanden 30.01 32.16 38.40 38.06 49.76 91.20 91.20 91.20
Autismediagnostiek. Binnen het voorgaande screeningsonderzoek werd de Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS; Lord et al., 2000) afgenomen om de ernst van de symptomen bij elk kind in te schatten. Dit semigestructureerd instrument bevat verschillende standaardactiviteiten waarin men sociale interactie, communicatie, spel en imaginair
24
gebruik van materiaal kan observeren. De ADOS bevat vier modules en wordt afgenomen bij individuen met een vermoeden van ASS. Bij elk individu wordt slechts één module afgenomen afhankelijk van het expressieve taalniveau en de chronologische leeftijd. Binnen dit onderzoek heeft men enkel module 1 of 2 afgenomen. Module 1 wordt gebruikt bij kinderen die nog niet consistent gebruik maken van spraak in zinnen. Module 2 wordt gebruikt bij kinderen die enige spraak in zinnen vertonen maar die nog niet verbaal vloeiend zijn. Een classificatie wordt toegekend aan de hand van vastgestelde cutoff-waarden voor ASS en kernautisme (Gotham, Pickles, & Lord, 2009). Deze ernstscores werden in onderzoek bevestigd en valide verklaard voor de Nederlandse populatie voor module 1. Voor module 2 kon men deze geschaalde ernstscores niet repliceren (De Bildt et al., 2011). De analyses in dit onderzoek worden enkel gebaseerd op het sociaal affect algoritme. Het sociaal affect-domein (SA) bevat 10 items waaronder het maken van oogcontact, gezichtsuitdrukkingen, gebaren en de kwaliteit van sociale toenaderingen. Daartoe behoren ook een aantal items die verwijzen naar joint attentionvaardigheden zoals het tonen van voorwerpen, het initiëren van joint attention en het reageren op joint attention of wijzen. De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid bij een steekproef van Amerikaanse kinderen bedroeg voor module 1 en 2 respectievelijk .92 en .89. De waarden van Cronbach’s α, om de interne consistentie na te gaan, varieerden tussen .63 en .91 (Lord et al., 2000).
Algemeen ontwikkelingsniveau. De Mullen Scales of Early Learning (MSEL; Mullen, 1995) is een ontwikkelingstest die het cognitief functioneren bij kinderen tussen 0 en 68 maanden nagaat. Op basis van dit instrument kan een standaardscore berekend worden, die het algemene ontwikkelingsniveau
weergeeft.
Deze
standaardscore
representeert
het
ontwikkelingsquotiënt, een equivalent voor het IQ op latere leeftijd. De gemiddelde score voor de ontwikkelingsquotiënt bedraagt 100 met een standaarddeviatie van 15. Daarnaast zijn er ook vijf subschalen namelijk ‘grove motoriek’, ‘visuele receptie’, ‘fijne motoriek’, ‘receptieve taal’ en ‘expressieve taal’. Enkel de T-scores van de subschalen
25
‘receptieve taal’ en ‘expressieve taal’, gemeten op de drie onderzoeksmomenten, worden gebruikt in de huidige studie. Dit biedt een beeld van het taalniveau op peuter- en kleuterleeftijd. De test-hertestbetrouwbaarheid van deze test varieert voor kinderen van 1 tot en met 24 maanden tussen .85 en .96 voor ‘grove motoriek’, ‘visuele receptie’ en ‘expressieve taal’. Voor ‘fijne motoriek’ en ‘receptieve taal’ zijn de corelaties lager dan .85. Voor de oudere kinderen, van 25 tot en met 56 maanden, werden betrouwbaarheden bevonden van meer dan .70. De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid varieert van .91 tot .99 (Bradley-Johnson, 1997). Deze test heeft daarnaast ook een goede convergente validiteit bij kinderen met ASS (Bishop, Guthrie, Coffin, & Lord, 2011).
De Early Social-Communication Scales (ESCS; Mundy et al., 2003) is een instrument dat via een gestructureerde observatie toelaat om individuele verschillen in non-verbale communicatievaardigheden na te gaan. Deze vaardigheden ontwikkelen zich doorgaans bij kinderen tussen de leeftijd van 8 en 30 maanden. Tijdens de 15 à 25 minuten durende afname wordt er een video-opname gemaakt, aan de hand waarvan men later een scoring toekent. Deze scoring betreft steeds de relatieve frequentie per minuut van het desbetreffende gedrag. Het kind zit tijdens het onderzoek op een stoel aan tafel, met de testleider tegenover hem. Een aantal speeltjes en opwindbaar of handbediend mechanisch speelgoed worden in het zicht maar buiten het bereik van het kind geplaatst. In de kamer hangen ook kleurrijke posters zijdelings en achter het kind. Via deze opstelling en de instructies van de testleider, tracht men de non-verbale communicatievaardigheden na te gaan. Joint Attention en Behavioral Requests Men kan het uitgelokte gedrag gaan indelen in één van de twee mutueel exclusieve categorieën van vroeg sociaal-communicatief gedrag, die gebruikt worden in de huidige studie. De categorie ‘Joint Attention Behaviors’ refereert naar de vaardigheid om non-verbaal gedrag te gebruiken, met als doel de ervaring met objecten of gebeurtenissen met anderen te delen. Dit gedrag heeft dus een declaratieve of tonende functie. De categorie ‘Behavioral Requests’ betreft de vaardigheid om hulp te ontlokken bij het verkrijgen van objecten of
26
gebeurtenissen via non-verbaal gedrag. Het kind stelt hierbij imperatief of vragen joint attentiongedrag. Initiëren en reageren Binnen deze categorieën wordt er nog een bijkomend onderscheid gemaakt tussen het initiëren van gedrag en het reageren op gedrag. Het initiëren van joint attention (IJA) verwijst naar de frequentie waarmee een kind oogcontact maakt en objecten aanwijst of toont om een gedeelde aandacht te initiëren. Het reageren op joint attention (RJA) betreft de vaardigheid van een kind om de visuele aandachtslijn of een wijsgebaar van de onderzoeker te volgen. Het initiëren van behavioral requests (IBR) refereert naar de vaardigheid van een kind om hulp te ontlokken via oogcontact, aanreiken, geven of wijzen. Ten slotte verwijst het reageren op behavioral requests (RBR) op de vaardigheid van een kind om te reageren op de gebaren of verbale verzoeken van de onderzoeker om een object of actie van het kind te verkrijgen. Lower level en higher level Voor IJA en IBR wordt er een opdeling gemaakt tussen lower level en higher level gedrag. Bij IJA hoort het maken van oogcontact en het alterneren van de blik tussen een actief object en de proefleider, tot de lower level gedragingen. Het wijzen naar een actief object of het tonen van speelgoed, behoort tot het higher level gedrag. Bij IBR hoort het maken van oogcontact en het reiken naar een object buiten het bereik, tot de lower level gedragingen. Het wijzen naar een object of het geven van een object aan de proefleider, behoort tot het higher level gedrag. Op basis van deze onderverdeling berekent men een ratioscore, waarbij men de frequentie higher level gedrag deelt door het totaal aantal items. Gewogen scores Ten slotte zijn er nog twee andere variabelen die in de analyses gebruikt worden, namelijk een maat voor gewogen joint attention (WJA) en een maat voor gewogen behavioral request (WBR). Deze scores betreffen de verbale uitingen van joint attention en behavioral requests. Elke verbale initiatie van triadische communicatie wordt met een cijfer vermenigvuldigd, op basis van de kwaliteit van de taal. Wanneer er sprake is van vocalisaties wordt er vermenigvuldigd met 1, bij enkele woorden wordt er vermenigvuldigd met 2 en bij twee- of meerwoordzinnen wordt er vermenigvuldigd met 3 (Yoder, Stone, Walden, & Malesa, 2009).
27
In de huidige studie werden acht variabelen uit de ESCS gebruikt voor analyse, namelijk de totaalscore voor IJA, RJA, IBR en RBR, de ratioscore van IJA en IBR en de gewogen joint attention- en behavioral requestsscores. De ESCS heeft reeds in meerdere studies bewezen een betrouwbaar instrument te zijn om non-verbale communicatieve vaardigheden bij heel jonge kinderen te bestuderen (Goldberg et al., 2005). De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid varieert over de diverse schalen tussen .77 en .97 bij kinderen van 9 maanden oud. Voor de oudere kinderen van 15 maanden, varieerde de betrouwbaarheid tussen .83 en .95 (Mundy et al., 2007). De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid werd ook berekend voor de originele steekproef uit de huidige longitudinale studie, op basis van de scores van twee beoordelaars. Deze betrouwbaarheid bedroeg .87 voor IJA, .90 voor de IJA ratioscore en .93 voor RJA (Dereu, Roeyers, Raymaekers, & Warreyn, 2012c).
Taal. De Clinical Evaluation of Language Fundamentals 4 (CELF-4) werd oorspronkelijk ontwikkeld door Semel, Wiig, en Secord (2003). Kort, Compaan, Schittekatte, en Dekker hebben deze Amerikaanse test bewerkt voor het gehele Nederlandstalige gebied (CELF-4-NL, 2008). De CELF-4-NL schetst een beeld van zowel de algemene taalvaardigheid als van specifieke taalvaardigheden. Deze test evalueert de aard en omvang van taal- en communicatieproblemen bij kinderen en adolescenten van 5 tot 18 jaar. De CELF-4-NL bevat 16 subtests waarvan wij slechts de eerste 8 hebben afgenomen namelijk ‘Begrippen en Aanwijzingen volgen’, ‘Woordstructuur’, ‘Zinnen Herhalen’, ‘Zinnen formuleren’, ‘Woordcategorieën’, ‘Zinnen Begrijpen’, ‘Actieve Woordenschat’ en ‘Tekstbegrip’. De subtest ‘Begrippen en Aanwijzingen volgen’ gaat de vaardigheid na om mondeling gegeven aanwijzingen te begrijpen, om de namen en kenmerken van voorwerpen te herinneren alsook de volgorde waarin deze werden opgesomd. De subtest ‘Woordstructuur’ beoordeelt de vaardigheid om de regels voor woordvorming toe te kunnen passen en om de juiste voornaamwoorden te gebruiken bij het verwijzen naar
28
mensen en dingen. De subtest ‘Zinnen herhalen’ gaat de vaardigheid na om zinnen van toenemende lengte en complexiteit te herhalen zonder veranderingen in woordbetekenissen, verbuigingen, woordvormen of zinsstructuur. De subtest ‘Zinnen formuleren’ gaat de vaardigheid na om volledige, semantisch en grammaticaal correcte zinnen te formuleren. De subtest ‘Woordcategorieën’ beoordeelt het vermogen om verbanden te leggen tussen woorden met een vergelijkbare betekenis. De subtest ‘Zinnen begrijpen’ gaat de vaardigheid na om de bedoeling van gesproken zinnen te begrijpen. De subtest ‘Actieve Woordenschat’ beoordeelt het kunnen benoemen van afbeeldingen van mensen, voorwerpen en handelingen. De subtest ‘Tekstbegrip’ gaat ten slotte de vaardigheid na om de aandacht vast te houden bij het luisteren naar een verhaal en om vragen te kunnen beantwoorden over de inhoud. Naast een kernscore die de algemene taalvaardigheid representeert, zijn er ook 4 indexscores te berekenen aan de hand van de 8 afgenomen subtesten. De Receptieve Taal Index (RCI) is een maat voor het kunnen luisteren en auditief begrip. De Expressieve Taal Index (ETI) is een algemene maat voor de vaardigheid om zich door middel van taal uit te drukken. De Taalinhoud Index (TII) geeft een aanduiding van verschillende aspecten van de semantische ontwikkeling, zoals het kunnen leggen van verbanden tussen woorden, de kennis van woorden en het begrijpen van mondeling aangeboden informatie. De Taalvorm Index (TVI) is een algemene maat voor het begrijpen van zinnen, het vormen van zinnen met gegeven woorden, het zich mondelinge aanwijzingen herinneren en het begrijpen van semantische relaties. De betrouwbaarheid werd op drie manieren beoordeeld. De interne consistentie varieert van .64 tot .94. Enkele subtesten scoren onvoldoende hoog, maar de subtesten die samen de kernscore vormen hebben goede waarden (α > .78). De testhertestbetrouwbaarheid varieerde per subtest en per leeftijd tussen de .58 en .89. Sommige subtesten vallen dus uit volgens de aanbevolen grenswaarde van .70. De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid voor elke subtest is goed, de waarden liggen tussen .87 en .99. De betrouwbaarheid in zijn totaliteit wordt door de Commissie Testaangelegenheden Nederland (COTAN) als voldoende geëvalueerd (Evers, 20092012).
29
Intelligentie. De Nederlandstalige Wechsler Intelligence Scale for Children-III (WISC-III-NL, Kort et al., 2002) is een bewerking van de Engelstalige WISC-III (Wechsler, 1991), de tweede herziening van de Wechsler Intelligence Scale for Children (Wechsler, 1949). De WISCIII-NL werd ontwikkeld om een schatting te kunnen maken van de algemene intelligentie (IQ) van Nederlandstalige kinderen en adolescenten tussen 6 en 16 jaar. Binnen dit onderzoek hebben we een verkorte versie afgenomen (Grégroire, 2000). Deze bevat 4 van de oorspronkelijke 13 subtesten. We namen twee verbale subtesten af namelijk ‘Overeenkomsten’ en ‘Woordkennis’, en twee performale subtesten namelijk ‘Plaatjes Ordenen’ en ‘Blokpatronen’. De subtest ‘Overeenkomsten’ meet het vermogen tot verbale begripsvorming. Het gaat om de classificatie van begrippen en het doorzien van verbanden, ook als die niet onmiddellijk voor de hand liggend zijn. Het kind moet zich richten op de essentiële kenmerken van de concepten en trachten de details te overstijgen. De subtest ‘Plaatjes ordenen’ meet het vermogen om situaties in hun totale context te begrijpen. Volgens Wechsler gaat het om het toepassen van algemene intelligentie in sociale situaties. De subtest ‘Blokpatronen’ doet beroep op visueel-motorische coördinatie en op ruimtelijk inzicht. Bij de subtest ‘Woordkennis’ moet het kind de betekenis van woorden aangeven. De WISC-III-NL is genormeerd voor Vlaamse en Nederlandse kinderen met de leeftijd van 6 tot en met 16 jaar, met uitzondering van ernstig verstandelijke en/of lichamelijk beperkte kinderen en kinderen die niet of nauwelijks onderwijs hebben genoten in Vlaanderen of Nederland. De normen voor de verkorte versie van de WISC-III werden opgesteld door Grégoire (2000). De betrouwbaarheid van de WISC-III-NL werd nagegaan aan de hand van de interne consistentie en test-hertestbetrouwbaarheid. Zowel de interne consistentie als de testhertestbetrouwbaarheid van de totale IQ-score zijn goed met respectievelijke coëfficiënten van .94 en .92. De betrouwbaarheid wordt als voldoende geëvalueerd door de COTAN. Maar men raadt wel af om de subtesten afzonderlijk te interpreteren aangezien enkele subtesten een lage betrouwbaarheid hebben. In de huidige studie maken we dan ook enkel gebruik van de totaalscore (Evers, 2009-2012).
30
Perspectiefneming. De Theory of Mind Test Revised (ToM test-R; Steerneman & Meesters, 2009) is een gestructureerd interview dat het construct ToM op een gedifferentieerde wijze benadert. Deze test meet namelijk de drie stadia waarlangs ToM zich ontwikkelt. (1) Het eerste stadium betreft de voorlopers van ToM namelijk doen-alsof, emotieherkenning en het onderkennen van verschil tussen fysisch en mentaal. (2) Het tweede stadium bevat de eerste manifestaties van ToM namelijk first order belief en false belief. (3) Het derde stadium betreft het hoogste niveau van ToM namelijk second order belief (cf. supra p. 7; Inleiding: Theory of Mind bij kinderen nagaan). De test bestaat uit 14 items waarin informatie verzameld wordt over de mate waarin kinderen van 4 tot en met 12 jaar beschikken over sociaal begrip, sociaal inzicht en sociale sensitiviteit. De
betrouwbaarheid
werd
op
drie
manieren
geëvalueerd.
De
test-
hertestbetrouwbaarheid is goed met een intraclass correlation coëfficiënt (ICCcoëfficiënt) van .90. De interbeoordelaarsbetrouwbaarheid was voldoende met een gemiddelde Cohen’s kappa van .85. De interne consistentie van de totaalscore, berekend aan de hand van Cronbach’s α, is voldoende en bedraagt .85 en .88 respectievelijk voor kinderen met ASS en typisch ontwikkelende basisschoolkinderen. De betrouwbaarheid werd door de COTAN als onvoldoende beoordeeld, omdat de betrouwbaarheden over de gehele normgroep zijn berekend en niet per leeftijdsgroep. De normen worden door de COTAN geëvalueerd als onvoldoende omwille van verschillende redenen. Zo is onder andere de steekproef niet groot genoeg en wordt er te weinig informatie rond de gemaakte statistische keuzes vermeld in de handleiding (Evers, 2009-2012).
Procedure Nadat het onderzoeksprotocol goedgekeurd werd door de ethische commissie, kregen alle ouders een brief opgestuurd met daarin informatie omtrent het onderzoek. Nadien werden ze telefonisch gecontacteerd met de vraag of men wou deelnemen aan
31
het onderzoek. Bij een positief antwoord, werd er een afspraak gemaakt aan de universiteit of bij uitzondering bij het kind thuis. Wanneer het onderzoek op de universiteit doorging, werd het kind samen met een ouder ontvangen door twee proefleiders. Het onderzoek vond plaats in een prikkelarme ruimte waar de testafname kon gefilmd worden. Terwijl de ene proefleider alle testen bij het kind afnam, bleef de andere proefleider bij de ouder. De ouder zat in een naburig lokaal waar de testafname gevolgd kon worden op een beeldscherm. De ouders gaven allereerst schriftelijk hun geïnformeerde toestemming. Nadien werd gevraagd om een aantal vragenlijsten over het kind in te vullen. Naast het bevragen van de sociaalcommunicatieve vaardigheden aan de hand van de Social Responsiveness Scale (SRS; Constantino & Gruber, 2005; Roeyers, Thys, Druart, De Schryver, & Schittekatte, 2011) en de Social Communication Questionnaire (SCQ; Rutter, Bailey, & Lord, 2003; Warreyn, Raymaekers, & Roeyers, 2004) werden de ouders ook bevraagd naar het algemeen welbevinden van hun kind, aan de hand van de Strenghts and Difficulties Questionnaire (SDQ; Goodman, 1997). Vervolgens werd de persoonlijkheid en het temperament van het kind in kaart gebracht met behulp van de Hierarchical Personality Inventory for Children (HiPIC; Mervielde & De Fruyt, 2009) en de Children's Behaviour Questionnaire (CBQ; Putnam & Rothbart, 2006). Ten slotte werd er nog een semigestructureerd interview afgenomen in verband met de gezinssituatie, de schoolloopbaan en de door het kind reeds gekregen behandeling. Tegelijkertijd
werden de
testen
bij
het kind
afgenomen.
Er
werd
een
standaardvolgorde in de testing gehanteerd. We begonnen met de afname van de CELF-4-NL waarna een korte pauze volgde. Nadien namen we de verkorte WISC-III-NL en de Tom test-R af. Een onderzoek duurde ruim twee uur. De afname van de CELF-4NL duurt ongeveer 60 à 75 minuten waarna een pauze van 10 minuten volgde. De verkorte WISC-III-NL duurt ongeveer 30 minuten en de ToM test-R ongeveer 20 minuten. Indien het kind recent reeds één of meerdere testen in een andere context had afgelegd, werden deze testen niet meer opnieuw afgenomen. We namen dan contact op met de instantie waar het kind getest werd, om de resultaten op te vragen. Zo konden we test-hertesteffecten voorkomen. Na het onderzoek ontvingen de ouders
32
met hun kind 15€ voor hun deelname. Enkele weken na de testafname, ontvingen de ouders ook een kort verslag met de resultaten en interpretaties voor elke test.
Statistische analyses Parametrische toetsen stellen doorgaans een aantal voorwaarden aan de data, die noodzakelijk zijn om accurate resultaten te bekomen. De eerste assumptie vereist een normale verdeling van de data, zowel bij de ASSgroep als de niet-ASSgroep. Voor elke variabele werd er via de Shapiro-Wilk toets nagegaan of er significante afwijkingen van de normale verdeling aanwezig zijn. Deze toets heeft de voorkeur bij kleinere steekproeven (N ≤ 50). Alle variabelen, uitgezonderd drie, bleken significant niet normaal verdeeld te zijn bij ten minste één steekproefgroep. Voornamelijk de ASSgroep blijkt het minst normaal verdeeld. Enkel de second order belief ToM-score op lagere schoolleeftijd en de totaal- en ratioscore IBR op driejarige leeftijd, bleken normaal verdeeld voor zowel de ASSgroep als de niet-ASSgroep.
Vervolgens vereisen parametrische toetsen ook een homogeniteit in de varianties van de groepen in de populatie. Deze vooronderstelling controleert men aan de hand van de Levene’s toets. Voor elke variabele gemeten op lagere schoolleeftijd blijken de varianties van de twee steekproefgroepen significant van elkaar te verschillen (F(1, 33) = 5.14 - 18.91, p = .000 - .030). Enkel voor de second order belief ToM-score, waren de varianties gelijk voor de ASSgroep en de niet-ASSgroep (F(1,33) = 3.35, p = .076).
Gegeven deze resultaten, blijkt er niet voldaan te zijn aan de voorwaarden om een parametrische toets uit te voeren. Een mogelijke oplossing voor dit probleem is het verwijderen van outliers. In de huidige studie werd hier echter niet voor geopteerd aangezien we kinderen met ASS prospectief opvolgen. Zoals eerder aangehaald, vormt ASS een spectrum met een zeer uitgebreid klinisch fenotype. Wanneer men uit de data kinderen gaat verwijderen die moeilijk testbaar zijn of die extreme scores behalen, omvat men met dit onderzoek niet het volledige spectrum.
33
Een alternatieve oplossing betreft het transformeren van de data. Voor de variabelen die op lagere schoolleeftijd gemeten werden, bewijst dit duidelijk zijn nut. De overige variabelen bleken echter minder goed gecorrigeerd te kunnen worden. In de huidige studie hanteren we daarom non-parametrische toetsen, aangezien deze geen assumpties van normaliteit en homogeniteit opleggen aan de data. Er wordt geopteerd voor de Mann-Whitney toets om de ASSgroep te vergelijken met de niet-ASSgroep. Daarnaast wordt er gebruik gemaakt van de Spearman’s rangcorrelatiecoëfficiënt om het verband tussen de variabelen gemeten op verschillende leeftijden te berekenen.
34
Resultaten
Groepsverschillen Aangezien de niet-ASSgroep bestaat uit kinderen die ooit positief screenden voor ASS en/of een taalachterstand hadden, willen we allereerst nagaan of er op de onderzochte variabelen een significant verschil is met de ASSgroep. In Tabel 3 wordt er een overzicht gegeven van deze groepsverschillen, met de bijhorende p-waarde aan de hand van de Mann-Whitney toets.
Tabel 3
Statistieken groepsverschillen ASSgroep
Niet-ASSgroep
Lft Receptieve taal (MSEL)
Expressieve taal (MSEL)
Sociaal affect IJA RJA WJA IBR RBR WBR IJA ratioscore IBR ratioscore CELF kernscore CELF receptieve taal CELF expressieve taal CELF taalinhoud CELF taalvorm ToM voorlopers ToM first order/ false belief ToM second order belief ToM totaal Totaal IQ
2j 3j 4j 2j 3j 4j 2j 3j 3j 3j 3j 3j 3j 3j 3j 7/8j 7/8j 7/8j 7/8j 7/8j 7/8j 7/8j 7/8j 7/8j 7/8j
Mediaan 29.00 34.50 36.00 25.00 25.00 41.00 8.50 1.74 0.85 3.40 1.42 0.78 1.51 0.09 0.54 68.00 73.00 69.00 70.00 65.00 10.00 7.00 4.00 22.00 68.00
Range 20.00-57.00 20.00-54.00 20.00-65.00 20.00-40.00 20.00-72.00 20.00-69.00 3.00-18.00 0.46-3.65 0.44-1.00 0.00-12.22 0.28-2.86 0.14-1.00 0.00-10.84 0.00-0.67 0.08-0.86 55.00-114.00 55.00-111.00 55.00-110.00 55.00-105.00 55.00-111.00 0.00-12.00 0.00-12.00 0.00-8.00 0.00-29.00 42.00-116.00
Mediaan 45.00 54.00 55.00 43.50 43.00 61.00 1.50 2.21 1.00 5.48 1.69 0.83 4.38 0.10 0.35 93.00 91.00 94.50 90.00 94.00 11.00 9.50 6.50 27.50 94.00
Range 20.00-64.00 23.00-69.00 38.00-65.00 20.00-64.00 20.00-73.00 28.00-79.00 0.00-15.00 1.36-5.82 0.80-1.00 0.39-9.85 0.65-2.75 0.33-1.00 0.00-8.49 0.01-0.32 0.20-0.67 71.00-121.00 71.00-124.00 64.00-118.00 63.00-118.00 70.00-119.00 9.00-12.00 4.00-12.00 3.00-9.00 20.00-32.00 79.00-131.00
p-waarde MannWhitney .048 .008 .026 .000 .033 .041 .001 .085 .028 .268 .667 .568 .267 1.000 .036 .030 .018 .030 .022 .016 .020 .020 .004 .005 .026
IJA Initiëren van joint attention; RJA Reageren op joint attention; WJA Gewogen joint attention; IBR Initiëren van behavioral requests; RBR Reageren op behavioral requests; WBR Gewogen behavioral requests MSEL Mullen Scales of Early Learning; CELF Clinical Evaluation of Language Fundamentals; ToM Theory of Mind
Onderzoeksgegevens op peuter- en kleuterleeftijd Op tweejarige leeftijd werd een significant verschil gevonden tussen beide groepen op het sociaal affect algoritme van de ADOS (U = 48.50, z = -3.31, p = .001, r = -.57). De ASSgroep scoorde significant hoger 35
dan de niet-ASSgroep, waaruit blijkt dat zij meer uitval vertoonden op deze items. Daarnaast vond men op driejarige leeftijd een significant verschil voor joint attention op RJA (U = 34.50, z = -2.20, p = .028, r = -.46) en de IBR ratioscore (U = 32.00, z = -2.10, p = .036, r = -.44). De niet-ASSgroep volgde het wijsgebaar van de onderzoeker vaker dan de ASSgroep en behaalde een lagere IBR ratioscore. Voor de overige joint attentionvariabelen gemeten op driejarige leeftijd, werden er geen significante verschillen teruggevonden. Ten slotte werden er ook significante verschillen gevonden voor expressieve en receptieve taal, gemeten aan de hand van de MSEL, op de leeftijd van 2, 3 en 4 jaar (U = 29.50 ─ 87.00, z = -3.82 ─ -1.98, p = .000 ─ .048, r = -.66 ─ -.34). De ASSgroep scoort hierop steeds lager dan de niet-ASSgroep.
Onderzoeksgegevens op lagere schoolleeftijd
Op lagere schoolleeftijd werden er
significante verschillen gevonden op de CELF- IV-NL, zowel op vlak van receptieve taal (U = 82.00, z = -2.36, p = .018, r = -.40), expressieve taal (U = 87.50, z = -2.17, p = .030, r = -.37), taalinhoud (U = 84.00, z = -2.29, p = .022, r = -.39), taalvorm (U = 80.50, z = 2.40, p = .016, r = -.41), als bijgevolg de kernscore (U = 87.50, z = -2.17, p = .030, r = .37). Verder bleek de totale intelligentiequotiënt ook significant verschillend tussen beide groepen (U = 85.50, z = -2.23, p = .026, r = -.38). Ten slotte werden er significante verschillen gevonden op de voorlopers van ToM (U = 85.00, z = -2.32, p = .020, r = -.39), first order en false belief (U = 83.00, z = -2.33, p = .020, r = -.39), second order belief (U = 65.50, z = -2.91, p = .004, r = -.49) en de totaalscore (U = 67.50, z = -2.83, p < .01, r = .48). In onderstaande boxplot-grafieken (Figuur 2 – 5) kan men de spreiding van de verdeling, voor de variabelen gemeten op lagere schoolleeftijd, nagaan. Hieruit kan men afleiden dat de ASSgroep lager scoort op deze variabelen en meer variantie vertoont in de behaalde scores.
36
Figuur 2. CELF-IV-NL receptieve taal
Figuur 3. CELF-IV-NL expressieve taal
Figuur 4. Totaal IQ
Figuur 5. ToM totaalscore
Longitudinale verbanden Correlationele analyses werden uitgevoerd om de relatie tussen diverse variabelen, gemeten op verschillende leeftijden, te exploreren.
Is er een verband tussen joint attention en taalvaardigheid? Het verband tussen joint attention en taal wordt zowel cross-sectioneel als longitudinaal bestudeerd. Joint attention werd op tweejarige leeftijd nagegaan via het sociaal affect-domein van de ADOS en op driejarige leeftijd aan de hand van de ESCS. Deze variabelen worden in verband gebracht met receptieve en expressieve taal, gemeten op de leeftijd van 2, 3 en 4 jaar aan de hand van de MSEL. Alsook met receptieve taal, expressieve taal, taalinhoud, taalvorm en de kernscore gemeten op lagere schoolleeftijd aan de hand van de CELF-IV-NL. 37
Totale groep Algemeen blijkt voornamelijk het reageren op joint attention het sterkst gecorreleerd te zijn met taal op peuter,- kleuter- en lagere schoolleeftijd. Zoals te zien in Tabel 4 en 5, is RJA significant gerelateerd aan receptieve en expressieve taal, ongeacht de leeftijd waarop de taalvaardigheid van het kind bevraagd werd. Ook vindt men een statistisch significant verband terug tussen RJA en taalvorm, taalinhoud en de kernscore op lagere schoolleeftijd. Vervolgens blijkt ook WBR aanzienlijk gecorreleerd te zijn met taal. Zo hangt WBR significant samen met receptieve en expressieve taal op kleuterleeftijd en met receptieve taal en taalinhoud op lagere schoolleeftijd. Ten slotte is het sociaal affect-domein enkel significant gecorreleerd met receptieve taal gemeten op twee- en driejarige leeftijd en met expressieve taal op twee jaar. Voor de overige variabelen werden er, op enkele uitzonderingen na, geen significante verbanden teruggevonden.
Tabel 4
Spearman’s rangcorrelatie tussen joint attention (ESCS en ADOS) en taal (MSEL) in de totale groep Receptieve Expressieve Receptieve Expressieve Receptieve Expressieve taal 2j taal 2j taal 3j taal 3j taal 4j taal 4j
2 jaar SA -.47** (n=35) -.51**(n=35) 3 jaar (n=25) IBR -.44* -.22 IBR ratioscore .16 -.18 IJA .11 .17 IJA ratioscore -.08 -.08 RBR .37 .28 RJA .46* .60** WBR .15 .24 WJA .29 .39 * p < .05 ** p < .01 (tweezijdig getoetst)
-.44*(n=25)
-.32(n=25)
-.18(n=25)
-.27(n=25)
-.16 .06 .06 .06 .24 .53** .44* .40
-.14 .06 -.11 .16 .24 .64** .48* .55**
-.14 .15 -.05 .06 .13 .50* .53** .32
-.14 .17 -.17 .10 .23 .52* .51* .39
IBR Initiëren van behavioral requests; IJA Initiëren van joint attention; RBR Reageren op behavioral requests; RJA Reageren op joint attention; WBR Gewogen behavioral requests; WJA Gewogen joint attention; SA Sociaal affect-domein
38
Tabel 5
Spearman’s rangcorrelatie tussen joint attention (ESCS en ADOS) en taal (CELF-IV-NL) in de totale groep CELF-IV-NL CELF-IV-NL CELF-IV-NL CELF-IV-NL CELF-IV-NL Kernscore Receptieve taal Expressieve taal Taalinhoud Taalvorm 7/8j 7/8j 7/8j 7/8j 7/8j
2 jaar (n=35) SA -.23 -.13 3 jaar (n=25) IBR -.20 -.15 IBR ratio .06 .06 IJA -.13 -.13 IJA ratio .15 .07 RBR .07 .04 RJA .49* .44* WBR .37 .44* WJA .36 .31 * p < .05 ** p < .01 (tweezijdig getoetst)
-.18
-.22
-.21
-.19 .12 -.15 .15 .04 .47* .39 .32
-.18 .11 -.15 .11 .10 .45* .43* .24
-.18 .04 -.14 .15 .11 .50* .38 .38
IBR Initiëren van behavioral requests; IJA Initiëren van joint attention; RBR Reageren op behavioral requests; RJA Reageren op joint attention; WBR Gewogen behavioral requests; WJA Gewogen joint attention; SA Sociaal affectdomein
Niet-ASSgroep Wanneer deze correlaties berekend worden voor de twee groepen afzonderlijk, blijken er nog weinig significante resultaten over te blijven. In Figuur 6 worden enkel de significante Spearman’s rangcorrelatiecoëfficiënten in een grafische voorstelling weergegeven, om de overblijvende verbanden tussen joint attention en taal overzichtelijk te presenteren. In de niet-ASSgroep blijkt voornamelijk IJA een belangrijke factor te zijn. Het initiëren van joint attention is significant negatief gecorreleerd met taalvaardigheid zowel op peuter-, kleuter- als lagere schoolleeftijd. Daarnaast blijkt ook IBR en WBR enige samenhang te vertonen met expressieve en receptieve taal.
ASSgroep In de ASSgroep blijkt dan weer dat de IBR ratioscore de belangrijkste factor is. Deze ratioscore is significant gecorreleerd met taalvaardigheid, ongeachte de onderzoeksleeftijd. Verder blijken zowel WJA als RJA nog enige samenhang te vertonen met expressieve taal gemeten op driejarige leeftijd.
39
Figuur 6. Spearman’s rangcorrelatie tussen joint attention (ESCS en ADOS) en taal (CELF-IV-NL) voor de twee groepen afzonderlijk (tweezijdig getoetst)
Bij deze resultaten moet men wel de kanttekening maken dat men door het toetsen van meerder hypothesen bij dezelfde populatie, meer kans maakt op een fout van de eerste soort, namelijk het ten onrechte verwerpen van de nulhypothese (Van Peet, Van den Wittenboer, & Hox, 2005).
Is er een verband tussen taalvaardigheid en ToM? Zoals geïllustreerd in Tabel 6, werden er sterke positieve correlaties gevonden tussen taalvaardigheid (MSEL en CELF-IV-NL) en ToM (ToM test-R). Bijkomend werden deze correlaties herberekend voor elke steekproefgroep afzonderlijk. In de niet-ASSgroep bleek geen enkele taalvaardigheid nog significant gecorreleerd te zijn met ToM. In de ASSgroep bleken de significante verbanden echter nog sterker aanwezig (r = .62 - .95, p < .01). Aan de hand van de Fisher’s r-to-Z transformatie werd vervolgens nagegaan of de correlaties voor beide groepen onderling significant verschillen. Zoals te zien in Tabel 7, blijkt uit de analyse dat deze correlaties significant verschillen, met uitsluitsel van de relatie tussen ToM enerzijds en expressieve taal op 2 jaar, expressieve taal op 7 jaar en de kernscore anderzijds.
40
Tabel 6
Spearman’s rangcorrelatie (taalToM) voor de totale groep ToM Receptieve taal (2j) .63** Expressieve taal (2j) .67** Receptieve taal (3j) .69** Expressieve taal (3j) .72** Receptieve taal (4j) .76** Expressieve taal (4j) .85** CELF – Kernscore (7j) .66** CELF – Receptieve taal (7j) .61** CELF – Expressieve taal (7j) .66** CELF – Taalinhoud (7j) .64** CELF – Taalvorm (7j) .65** * p < .05 ** p < .01 (tweezijdig getoetst)
Tabel 7 Fisher’s r-to-Z transformatie Z-waarde Receptieve taal (2j) – ToM Expressieve taal (2j) – ToM Receptieve taal (3j) – ToM Expressieve taal (3j) – ToM Receptieve taal (4j) – ToM Expressieve taal (4j) – ToM Kernscore (7j) – ToM Receptieve taal (7j) – ToM Expressieve taal (7j) – ToM Taalinhoud (7j) – ToM Taalvorm (7j) – ToM
-2.92 -0.78 -2.55 -2.77 -2.82 -2.74 -1.94 -2.25 -1.79 -2.03 -2.19
Tweezijdige p-waarde .004 .435 .011 .006 .005 .006 .052 .024 .074 .042 .029
Is er een verband tussen joint attention en ToM? Na analyse blijkt er in onze steekproef slechts een beperkt direct verband aanwezig te zijn tussen joint attention (ADOS en ESCS) en ToM-vaardigheden (ToM test-R). Enkel RJA bleek in de totale groep statistisch significant gecorreleerd te zijn met ToM en al zijn deelaspecten (r = .44 - .50, p = .016 - .037). Overigens bleek WBR significant gecorreleerd met first order en false belief (r = .44, p = .034). Ook is er een significant verband aanwezig tussen het sociaal affect-domein en de voorlopers van ToM (r = -.41, p = .015).
Wanneer de correlaties berekend worden voor de twee steekproefgroepen afzonderlijk, blijken er voor de niet-ASSgroep slechts twee variabelen significant samen te hangen met ToM. Zo is IJA significant gecorreleerd met second order belief (r= -.73, p = .011) en met de ToM totaalscore (r = -.65, p = .032). Daarnaast is de IBR ratioscore significant gecorreleerd met de voorlopers van ToM (r = -.63, p = .036). Voor de ASSgroep is de IBR ratioscore de belangrijkste factor. Deze is statistisch significante gecorreleerd met de voorlopers van ToM (r = .81, p = .002), second order belief (r = .65, p = .023) en de totaalscore (r = .59, p = .043). Verder werden er ook significante correlaties teruggevonden tussen RJA en first order en false belief (r = .63, p = .028).
41
Bespreking
De huidige studie volgde een groep peuters, die positief screenden voor ASS en/of een taalachterstand hadden, longitudinaal op tot de leeftijd van 7 à 8 jaar. Deze studie is uniek omdat het kinderen vanuit een grootschalige screening prospectief en langdurig opvolgt tot de lagere schoolleeftijd. In deze onderzoeksopzet wou men allereerst nagaan of er een verschil aanwezig is tussen de kinderen die nadien de diagnose ASS daadwerkelijk toegekend kregen en de overige risicokinderen zonder klinische diagnose van ASS. We spreken van risicokinderen aangezien zij als peuter ook positief screenden op minstens één van de gebruikte screeningsinstrumenten en een meerderheid van de ouders andere problemen signaleerden op lagere schoolleeftijd.
Groepsverschillen Op tweejarige leeftijd werd de ADOS afgenomen, waarvan we het sociaal affectdomein hanteren als maat voor joint attention. De scores van beide groepen op dit domein, verschillen significant van elkaar. Aangezien de ADOS een instrument is dat de mogelijkheid biedt om ASS te diagnosticeren, en dit nu net onze classificatie van de groepen definieert, is het voor de hand liggend dat onze groepen hierop significant verschillen van elkaar. Daarnaast werd joint attention ook op driejarige leeftijd onderzocht, aan de hand van de ESCS. Joint attention werd opgesplitst in meerdere deelvaardigheden, waarvan er slechts enkele significant verschillen tussen beide groepen. Zo volgde de ASSgroep het wijsgebaar of de visuele aandachtslijn van de onderzoeker minder frequent, dan de niet-ASSgroep (RJA). Dit ligt geheel in de lijn van de verwachtingen, aangezien uit onderzoek naar voor komt dat joint attentionvaardigheden zich vertraagd ontwikkelen, minder frequent of afwezig zijn bij kinderen met ASS (Bruinsma et al., 2004; Naber et al., 2008). Ook het feit dat RJA een declaratieve functie heeft, is overeenstemmend met de literatuur. Daarin blijken de beperkingen van de declaratieve handelingen bij kinderen met ASS ernstiger te zijn dan de beperkingen van de imperatieve handelingen (Charman, 2003).
43
Er werd echter geen significant verschil teruggevonden voor het initiëren van joint attention, wat ook een declaratieve functie heeft. Een mogelijke verklaring hiervoor is de leeftijd waarop men joint attention heeft nagegaan. De ESCS pretendeert de nonverbale communicatievaardigheden na te gaan tot de leeftijd van 30 maanden. In deze studie werd het instrument afgenomen op driejarige leeftijd, waardoor een aantal kinderen reeds plafondscores behaalden voor het reageren op joint attention. Hierdoor was er een zeer scheve verdeling van de data aanwezig. Dit is vermoedelijk de reden waarom we een significant verschil vinden voor RJA en niet voor IJA (cf. infra p. 50; Bespreking: Methodologische beperkingen van de huidige studie).
De richting van het significante verschil voor de IBR ratioscore, waarbij de nietASSgroep een lagere score behaalt, ligt minder in de lijn van de verwachtingen. Deze uitkomst duidt dat de ASSgroep in verhouding tot de totale frequentie, meer higher level behavioral requests initieert dan de niet-ASSgroep. De verklaring voor deze bevinding schuilt mogelijks in de taalvaardigheden. De ASSgroep heeft in vergelijking met de niet-ASSgroep een significant lager taalniveau. Vermoedelijk hebben de kinderen zonder een klinische diagnose van ASS meer beroep gedaan op taal en hun verzoeken verbaal verwoord, wat in de gehanteerde codering als lower level behavioral requests geldt.
Algemeen is het opvallend dat er slechts weinig significante verschillen in de ontwikkeling van joint attention weerhouden kunnen worden. In voorgaande studies blijkt echter ook dat er niet altijd verschillen in de toepassing van specifiek joint attentiongedrag tussen kinderen met ASS en typisch ontwikkelende kinderen gevonden kunnen worden (Paparella et al., 2011). Een alternatieve verklaring betreft de keuze van risicokinderen als controlegroep. Deze kinderen scoorden als peuter ook positief op minstens één screener. Het is mogelijk dat joint attentionvaardigheden bij deze kinderen zich ook vertraagd ontwikkelen, net als bij de ASSgroep.
44
Taal werd zowel op peuter-, kleuter- als lagere schoolleeftijd onderzocht, aan de hand van meerdere deelvaardigheden. Zo werd taal op peuter- en kleuterleeftijd onderzocht aan de hand van de MSEL, waarbij we een score krijgen voor receptieve taal, namelijk datgene wat kinderen begrijpen, en expressieve taal, datgene wat kinderen zeggen. Wanneer we beide groepen vergelijken, is er een significant verschil aanwezig voor beide taalvaardigheden, en dit zowel op de leeftijd van twee, drie als vier jaar. De ASSgroep scoorde steeds significant lager, wat in de lijn van de verwachtingen ligt gezien de bestaande literatuur. Onderzoek bij peuters en kleuters duidt ook vaak dat kinderen met ASS meer beperkt zijn in de receptieve taalvaardigheden dan in de expressieve (Weismer et al., 2010; Hudry et al., 2010). Dit vinden we echter niet terug in onze steekproef. Er is geen eenduidige tendens aanwezig in de scores voor receptieve en expressieve taalvaardigheden. Op lagere schoolleeftijd werd taalvaardigheid nagegaan aan de hand van de CELF-IVNL. Via dit instrument kunnen we taal diepgaander bestuderen en krijgen we een beeld van de algemene taalvaardigheid van de groep enerzijds, maar ook van enkele deelvaardigheden anderzijds. Voor zowel de indexscores als de kernscore blijkt er een significant verschil aanwezig te zijn tussen de ASSgroep en de niet-ASSgroep, waarbij de niet-ASSgroep steeds beter presteert. Deze bevindingen liggen opnieuw in de lijn van de bestaande literatuur, waarin beperkingen in taal steeds meer erkend worden bij kinderen met ASS. Ten slotte merken we in de ASSgroep een grotere heterogeniteit van de taalscores op, in vergelijking met de niet-ASSgroep (zie Figuur 2 en 3).
Op lagere schoolleeftijd werd verder ook het intelligentiequotiënt nagegaan aan de hand van de verkorte versie van de WISC-III-NL. Beide groepen verschillen significant van elkaar voor het totale IQ, waarbij de ASSgroep lager scoort dan de niet-ASSgroep en meer variabiliteit vertoont. ASS is een syndroom met een zeer uitgebreid klinisch fenotype, ook op vlak van intelligentie. De grote variabiliteit in onze steekproef representeert de heterogeniteit die men terugvindt in de populatie, waarin het intellectueel functioneren bij ASS kan gaan van een verstandelijke beperking tot hoogbegaafdheid.
45
Ten slotte wordt er reeds decennia lang geopperd, dat een tekort in ToM eigen is aan het autismespectrum. Deze theorie wordt gestaafd in onze studie. De ASSgroep scoort significant lager op de ToM test-R, in vergelijking met de niet-ASSgroep. Zowel voor de voorlopers van ToM, first order/false belief en second order belief is er een statistisch significant verschil aanwezig tussen beide groepen. Hoewel de niet-ASSgroep kinderen bevat die ooit positief screenden voor ASS en/of een taalachterstand hadden, is er toch een duidelijk verschil met de ASSgroep op één van de belangrijkste concepten in de literatuur omtrent ASS.
Algemeen kunnen we concluderen dat de ASSgroep significant verschilt van de nietASSgroep, inzake taal, intelligentie en ToM. Voor joint attention werden er echter minder duidelijke verschillen teruggevonden.
Longitudinale verbanden
Naast de groepsverschillen, onderzochten we ook de relatie tussen joint attention en ToM op een directe en indirecte manier. Eerst werd de indirecte link nagegaan door het verband tussen joint attention en taal enerzijds, en taal en ToM anderzijds te bestuderen. Vervolgens werd de directe link in kaart gebracht tussen joint attention op peuter- en kleuterleeftijd en ToM op lagere schoolleeftijd.
Allereerst willen we met dit onderzoek het verband tussen joint attention op peuteren kleuterleeftijd en taal op peuter-, kleuter- en lagere schoolleeftijd nagaan. Uit de correlatiestudie van de totale groep, blijkt enkel het reageren op joint attention, en niet het initiëren van joint attention, significant gecorreleerd te zijn met receptieve en expressieve taal op peuter-, kleuter- en lagere schoolleeftijd. Uit de literatuurstudie bleken er hieromtrent tegenstrijdige resultaten aanwezig te zijn, waarbij het onduidelijk is of zowel het initiëren van als het reageren op joint attention, gerelateerd is aan taal (Delinicolas & Young, 2007; Murray et al., 2008; Toth et al., 2006). Onze studie sluit zich aan bij de bevindingen van Murray et al. (2008), die ook enkel een
46
significant verband rapporteerden tussen het reageren op joint attention enerzijds en receptieve en expressieve taal anderzijds. Vervolgens worden er ook significante correlaties aangetroffen tussen de gewogen scores van behavioral requests enerzijds en expressieve en receptieve taal anderzijds. Deze correlaties zijn niet verwonderlijk, aangezien men bij de weging van de scores rekening houdt met de kwaliteit van taal. Ten slotte is het sociaal affect-domein, dat items omvat zoals het tonen van voorwerpen en het initiëren van joint attention, enkel concurrent significant gerelateerd aan receptieve en expressieve taal op peuterleeftijd. Dit domein blijkt niet sterk genoeg samen te hangen met taalvaardigheden gemeten op een latere leeftijd.
Wanneer we de groepen afzonderlijk bekijken, blijkt voornamelijk het initiëren van joint attention samen te hangen met taalvaardigheid in de niet-ASSgroep. Voor de ASSgroep blijkt de ratioscore van het initiëren van behavioral requests de belangrijkste factor. Hoewel er nog weinig significante correlaties overblijven na het opsplitsen van de steekproefgroepen, kan men toch één belangrijke tegenstrijdigheid met de algemene resultaten opmerken. Hier blijkt namelijk het initiëren van gedrag het meest samen te hangen met taalvaardigheid, in tegenstelling tot het reageren op joint attention in de totale groep. Een mogelijke verklaring hiervoor is de kleine steekproefgrootte van beide groepen afzonderlijk, waardoor afwijkende scores van een paar individuen de resultaten ernstig kunnen beïnvloeden.
Vervolgens willen we de relatie tussen taal en ToM nagaan om de indirecte link tussen joint attention en ToM te vervolledigen. Voor de totale groep zijn er sterke significante positieve correlaties aanwezig tussen taalvaardigheid, gemeten op peuter-, kleuter- en lagere schoolleeftijd, en ToM. Om na te gaan of taalvaardigheid bij kinderen met ASS uitzonderlijk belangrijk is om te compenseren voor eventuele tekorten in ToM, werden de correlaties voor de steekproefgroepen afzonderlijk berekend. Men vermoedt namelijk dat individuen met ASS steunen op hun verbale capaciteiten, om zo tot goede oplossingen te komen voor ToM-taken. Op deze manier zouden ze compenseren voor
47
een tekort in het begrijpen van de mentale toestanden van anderen (Happé, 1995). In de niet-ASSgroep bleken alle correlaties tussen taal en ToM te verdwijnen. In onze ASSgroep waren echter alle correlaties nog sterker aanwezig. Deze resultaten liggen in de lijn van de verwachtingen op basis van de literatuur, waarin men stelt dat kinderen met ASS bij ToM-taken meer beroep doen op verbale strategieën.
Ten slotte willen we de directe relatie tussen joint attention en ToM bestuderen. Uit de analyse blijkt dat er slechts een beperkt direct verband aanwezig is in onze steekproef. In de totale steekproef is het reageren op joint attention het sterkst gecorreleerd met ToM. Deze bevinding komt overeen met het onderzoek van Kristen et al. (2011), waarin men vond dat het declaratief wijzen en het volgen van een aanwijzing, het kunnen lezen van doelgerichte intenties voorspelde. Wanneer de correlaties berekend worden voor de groepen afzonderlijk, blijkt voor de niet-ASSgroep enkel het initiëren van joint attention in een belangrijke mate gecorreleerd te zijn met ToM. Voor de klinische steekproef is hoofdzakelijk de IBR ratioscore significant gecorreleerd met ToM. Hoewel er wel degelijk een aantal significante correlaties gevonden worden, die de directe link tussen joint attention en ToM kunnen doen vermoeden, zijn deze correlaties niet eenduidig genoeg. Een aantal methodologische beperkingen kunnen hiervoor aan de basis liggen.
Methodologische beperkingen van de huidige studie Bij de interpretatie van de resultaten moet men steeds rekening houden met een aantal methodologische beperkingen. Deze beperkingen kunnen allicht de bescheidenheid van sommige resultaten deels verklaren. (1) De voornaamste beperking betreft de relatief kleine steekproefgrootte die onderzocht werd. Er werden slechts 17 kinderen met ASS en 18 controlekinderen getest op lagere schoolleeftijd. Dit zorgt voor een beperkte generaliseerbaarheid van de resultaten naar de populatie van kinderen met ASS. Hoewel kleine steekproeven niet ongewoon zijn in onderzoek bij ASS, is er nood aan meer follow-up studies die een
48
grote groep participanten trachten te bereiken (Bopp, Mirenda, & Zumbo, 2009). Van de 47 kinderen die in aanmerking kwamen om deel te nemen aan het onderzoek, weigerden 12 mee te werken aan de follow-upstudie. Ouders haalden diverse verklaringen aan voor hun desinteresse om opnieuw deel te nemen. Sommigen gaven aan dat hun kind het inmiddels zeer goed doet en dat een verdere testing dus niet meer nodig is. Andere ouders zagen voornamelijk op tegen de tijdsinvestering. Hoewel er een responsratio van 74.47% bereikt werd, is het mogelijk dat onze resultaten beïnvloed worden door een onbekende selectiebias. Zo zou men kunnen vermoeden dat voornamelijk de kinderen waarvan de ouders problemen opmerken in de ontwikkeling, sneller deelnamen aan de follow-up. Wat natuurlijk een invloed heeft op het beeld dat gecreëerd wordt van het functioneren van de totale groep. Een onderzoeksopzet met een grotere steekproef laat ook toe om parametrische toetsen uit te voeren, aangezien de assumptie van normaliteit dan niet zo strikt is. Non-parametrische toetsen bieden een alternatief wanneer parametrische toetsen niet
geschikt
zijn,
maar
worden
wel
gekenmerkt
door
een
lager
onderscheidingsvermogen. In onderzoek wordt er toch vaak gebruik gemaakt van bepaalde parametrische toetsen, ongeacht of er aan de voorwaarden is voldaan. Dit met de rechtvaardiging dat veel statistische toetsen robuust zijn en dus niet erg gevoelig zijn voor een schending van de aannamen (Van Peet et al., 2005). Er zijn echter ook een aantal nadelen verbonden aan deze robuuste statistische technieken. Zo werden verschillende methoden nog niet onderzocht in simulatiestudies, zodat hun praktische waarde onbekend is. Onderzoek heeft ook aangetoond dat bij kleine steekproeven niet alle methoden bruikbaar zijn. Het is onduidelijk hoe groot de steekproef moet zijn om redelijk accurate resultaten te bekomen. Ten slotte zijn een meerderheid van deze methoden moeilijk te toetsen aan de hand van de huidige statistische computerprogramma’s (Wilcox, 2012). Doordat er niet voldaan werd aan de assumpties van de parametrische toetsen, kon er daarnaast
ook
enkel
gebruik
gemaakt
worden
van
de
Spearman’s
rangcorrelatiecoëfficiënt om verbanden tussen variabelen te bestuderen. Daardoor was het niet mogelijk om voor andere factoren te controleren, die deze verbanden
49
eventueel kunnen beïnvloeden zoals intelligentie. Anderzijds blijkt een zeer heterogeen intellectueel functioneren eigen te zijn aan het autismespectrum. Er wordt daarom geopperd dat het controleren voor deze variabele niet aangewezen is, aangezien men dan controleert voor een eigenschap van het spectrum zelf. Intelligentie zal systematisch gerelateerd zijn aan de kenmerken van de klinische steekproef. Controleren voor deze variabele, zal de groeperingvariabele zelf corrumperen (Miller & Chapman, 2001). Een bijkomende beperking van het gebruik van corelaties is dat men zich ook niet kan uitspreken over causaliteit. (2) Een tweede beperking betreft opnieuw de steekproef. Deze is namelijk niet geheel representatief voor de populatie, aangezien een minderheid van de kinderen uit een gezin met een lage socio-economische status afkomstig is. Dit is niet verwonderlijk gezien de screening plaatsvond in kinderdagverblijven. Uit onderzoek blijkt dat kinderen van moeders die betaald werk hebben, meer opgevangen worden dan kinderen van wie de moeder geen betaald werk heeft. Daarnaast blijkt ook het diploma en het gezinsinkomen van belang. Hoe hoger het opleidingsniveau van de moeder, hoe meer men gebruik maakt van kinderopvang. In de huidige studie behaalde 76% van de moeders een hoger diploma. Ten slotte blijkt hoe hoger het gezinsinkomen, hoe meer uren ouders een beroep doen op externe kinderopvang (Vanpée, Sannen, & Hedebouw, 2000). (3) Ook de derde beperking betreft de steekproefkeuze. Voor de controlegroep werd in de huidige studie niet gekozen voor een groep typisch ontwikkelende kinderen. De controlegroep bestaat echter uit een groep kinderen die als peuter positief screenden op ASS en/of een taalachterstand hadden. Het betreft dus een risicogroep die ook een atypische ontwikkeling doormaakt in één of meerdere domeinen. De vergelijking tussen deze groep en de ASSgroep is interessant aangezien het ons een beeld schetst van de prognose voor beide groepen. Anderzijds kan men vermoeden dat er minder snel een significant verschil teruggevonden wordt, aangezien beide groepen problemen vertonen. Uit de analyses aan de hand van de Mann-Whitney toets, blijkt echter dat de groepen wel significant van elkaar verschillen op een meerderheid van de variabelen, uitgezonderd joint attention.
50
(4) Een laatste beperking betreft het gekozen materiaal om joint attention te bestuderen. De ESCS is een instrument dat non-verbale communicatievaardigheden nagaat tussen de leeftijd van 8 en 30 maanden. Gezien de ESCS afgenomen is op driejarige leeftijd (mediaan = 37.90 maanden), bereiken een aantal kinderen reeds plafondscores voor het reageren op joint attention (60.87%) en het reageren op behavioral requests (39.13%). Hoewel ieder kind in onze steekproef ouder was dan 30 maanden, opteerde men toch voor dit instrument, aangezien uit onderzoek blijkt dat joint attentionvaardigheden zich vertraagd ontwikkelen, minder frequent of afwezig zijn bij kinderen met ASS (cf. supra p. 10; Inleiding: Joint attention en ASS). Door het feit dat veel kinderen plafondscores behaalden, is er sprake van een scheve verdeling van de data. Men kan zich dan de vraag stellen in hoeverre de resultaten, bekomen in de analyses met deze variabelen, betekenis hebben.
Toekomstig onderzoek en klinische implicaties
De huidige studie is zeer vooruitstrevend aangezien het een groep peuters longitudinaal opvolgt, die in een grootschalig screeningsonderzoek uitvielen op één of meerdere screeners. Daarnaast worden de kinderen over een periode van ongeveer 5 jaar prospectief opgevolgd, waardoor we beschikken over informatie over verschillende ontwikkelingsfasen heen. Gelijkaardig onderzoek in de toekomst tracht idealiter nog meer participanten te bereiken, zodanig dat de resultaten kunnen veralgemeend worden naar de populatie. Om het directe verband tussen joint attention en ToM en het indirecte verband via taalvaardigheid, in de toekomst grondiger te bestuderen, kan men best nagaan of taalvaardigheid fungeert als mediator of als moderator. Verder lijkt het interessant om een klinische steekproef van kinderen met ASS te vergelijken met typisch ontwikkelende kinderen, om na te gaan of het verschil tussen beide groepen meer uitgesproken is dan in de huidige studie. Ten slotte is er nog veel meer prospectief, longitudinaal onderzoek nodig om de prognose bij een positieve screening voor ASS na te gaan.
51
Na analyse blijkt namelijk dat de kinderen die als peuter positief screenden en nadien daadwerkelijk de diagnose ASS toegekend kregen, een minder goede prognose hebben dan de niet-ASSgroep. Zij scoorden significant lager op alle variabelen gemeten op lagere schoolleeftijd. Daarnaast blijkt echter dat een meerderheid van de nietASSgroep ook met diverse problemen geconfronteerd wordt. Dit suggereert dat de screening wel degelijk vroegtijdig problemen bij kinderen kan signaleren en dat gelijkaardig prospectief onderzoek in de toekomst, best gepaard gaat met een aangepaste interventie voor alle kinderen die positief screenen, ongeacht of er onmiddellijk een diagnose op volgt. Een aantal kinderen in onze steekproef bleken ook pas op latere leeftijd een diagnose toegekend gekregen te hebben. Uit voorgaande interventiestudies blijkt dat doelgerichte en vroegtijdige interventies die zich richten op relevante ontwikkelingsproblemen, een invloed kunnen hebben op de prognose op latere leeftijd (Kasari et al., 2012; Krstovska-Guerrero & Jones, 2013).
Conclusie
Uit de huidige follow-upstudie kan worden besloten dat er significante verschillen kunnen gevonden worden tussen kinderen met ASS en risicokinderen die als peuter positief screenden voor ASS en/of een taalachterstand hadden maar die uiteindelijk de diagnose ASS niet toegekend kregen. De kinderen met ASS scoorden significant lager inzake taal, intelligentie en ToM. Uit de analyses werd er een cross-sectioneel en longitudinaal verband gevonden tussen joint attention en taalvaardigheid en een zeer sterk verband tussen taalvaardigheid en ToM, wat het indirecte verband tussen joint attention en ToM suggereert. In de huidige steekproef werd er echter slechts een beperkt direct verband tussen joint attention en ToM aangetroffen. Hoewel de resultaten concorderen met het directe verband tussen joint attention en ToM en het indirecte verband via taalvaardigheid, blijken de resultaten te bescheiden om deze verbanden ontegensprekelijk te bevestigen. Verder onderzoek in toekomst is noodzakelijk, om deze verbanden eenduidiger vast te stellen zodanig dat ze kunnen veralgemeend worden naar de populatie.
52
Referenties
Allen, C. W., Silove, N., Williams, K., & Hutchins, P. (2007). Validity of the Social Communication Questionnaire in assessing risk of autism in preschool children with developmental problems. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 1272-1278. doi: 10.1007/s10803-006-0279-7 American Psychiatric Association (2000). Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders Fourth Edition-Text Revision (DSM-IV-TR). Washington, DC: American Psychiatric Association. American Psychiatric Association. (2010). Diagnostic and statistical manual of mental disorders (5th edition). Retrieved from www.dsm5.org. Anderson, D.K., Lord, C., Risi, S., DiLavore, P.S., Shulman, C., Thurm, A., Welch, K., Pickles, A. (2007). Patterns of growth in verbal abilities among children with autism spectrum disorder. Journal of Consulting and Clinical Psychology, 75(4), 594-604. doi: 10.1037/0022-006X.75.4.594 Baghdadli, A., Picot, M.C., Michelon, C., Bodet, J., Pernon, E., Burstezjn, C., Hochlann, J., Lazartigues, A., Pry, R., & Aussilloux, C. (2007) What happens to children with PDD when they grow up? Prospective follow-up of 219 children from preschool age to mid-childhood. Acta Psychiatrica Scandinavica, 115, 403-412. doi: 10.1111/j.1600-0447.2006.00898.x Baird, G., Simonoff, E., Pickles, A., Chandler, S., Loucas, T., Meldrum, D., & Charman, T. (2006). Prevalence of disorders of the autism spectrum in a population cohort of children in South Thames: The Special Needs and Autism Project (SNAP). Lancet, 368, 210-215. doi: 10.1016/S0140-6736(06)69041-7 Bakeman, R., & Adamson, L.B. (1984). Coordinationg attention to people and objects in mother-infant and peer-infant interaction. Child development, 55, 1278-1289. Baron-Cohen, S. (2001). Theory of mind in normal development and autism. Prisme, 34, 174-183. Baron-Cohen, S., Scott, F.J., Allison, C., Williams, J., Bolton, P., Mathews, F.E., & Brayne, C. (2009). Prevalence of autism-spectrum conditions: UK school-based
53
population study. The British Journal of Psychiatry, 194, 500-509. doi: 10.1192/bjp.bp.108.059345 Baron-Cohen, S., Tager-Flusberg, H., & Cohen, D.J. (2000). Understanding other minds: Perspectives from autism and developmental cognitive neuroscience. Second Edition. Oxford: Oxford University Press. Berger, H.J., Aerts, F.H., Van Der Sijde, A., Van Den Bogart-Bex, P.A., & Teunisse, J.P. (2002).
Cognitieve
stijlkenmerken
bij
jongeren
met
een
autismespectrumstoornis. Tijdschrift voor psychiatrie, 44(2), 83-94. Bishop, S.L., Guthrie, W., Coffing, M., & Lord, C. (2011). Convergent validity of the Mullen Scales of Early Learning and the differential ability scales in children with autism spectrum disorders. American Association on Intellectual and Developmental Disabilities, 116(5), 331-343. doi: 10.1352/1944-7558-116.5.331 Bopp, K.D., Mirenda, P., & Zumbo, B.D. (2009). Behavior predictors of language development over 2 years in children with autism spectrum disorders. Journal of Speech, Language, and Hearing research, 52, 1106-1120. doi: 10924388/09/5205-1106 Bradley-Johnson, S. (1997). Test reviews. Psychology in the Schools, 34(4), 379-382. doi: 10.1002/(SICI)1520-6807(199911) Bruinsma, Y., Koegel, R.L., Koegel, L.K. (2004). Joint attention and children with autism: A review of the literature. Mental retardation and developmental disabilities research reviews, 10, 169-175. doi: 10.1002/mrdd.20036 Buruma, M.E., & Blijd-Hoogewys, E.M. (2010). De ontwikkeling van joint attention en vroeg
sociaal-communicatief
gedrag
bij
kinderen
met
een
autismespectrumstoornis. Wetenschappelijk Tijdschrift Autisme, 2, 40-49. Carpenter, M., Nagell, K., & Tomasello, M. (1998). Social cognition, joint attention and communicative competence from 9 to 15 months of age. Monographs of the Society for Research in Child Development, 63(4), 1-143. doi: 10.2307/1166214 Charman, T. (2003). Why is joint attention a pivotal skill in autism? Philosophical Transactions of the Royal Society B, 358, 315-324. doi: 10.1098/rstb.2002.1199
54
Charman, T., Baron-Cohen, S., Swettenham, J., Baird, G., Cox, A., & Drew, A. (2000). Testing joint attention, imitation, and play as infancy precursors to language and theory of mind. Cognitive Development, 15(4), 481-498. doi: 10.1016/S08852014(01)00037-5 Charman, T., Taylor, E., Drew, A., Cockerill, H., Brown, J.A., & Baird, G. (2005). Outcome at 7 years of children diagnosed with autism at age 2: Predictive validity of assessments conducted at 2 and 3 years of age and pattern of symptom change over time. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 46 (5), 500-513. doi: 10.1111/j.1469-7610.2004.00377.x Cicchetti, D. V., Volkmar, F., Klin, A., & Showalter, D. (1995). Diagnosing autism using ICD-10 criteria: A comparison of neural networks and standard multivariate procedures. Child Neuropsychology, 1, 26-37. doi: 10.1080/09297049508401340 Clifford, S.M., & Dissanayake, C. (2008). The early development of joint attention in infants with autistic disorder using home video observations and parental interview. Journal of autism and Developmental Disorders, 38, 791-805. doi: 10.1007/s10803-007-0444-7 Colonnesi, C. (2005). The emergence of a theory of mind: Related abilities at 12, 15 and 39 months of age. Amsterdam: Ipskamp. Colonnesi, C., Stams, G.J., Koster, I., & Noom, M.J. (2010). The relation between pointing and language development: A meta-analysis. Developmental Review, 30, 352-366. doi: 10.1016/j.dr.2010.10.001 Constantino, J.N., & Gruber, C.P. (2005). Social Responsiveness Scale (SRS). Los Angeles: Western Psychological Services. Darrou, C., Pry, R., Pernon, E., Michelon, C., Aussilloux, C., & Baghdadli, A. (2010). Outcome of young children with autism: Does the amount of intervention influence
developmental
trajectories?
Autism,
14(6),
663-677.
doi:
10.1177/1362361310374156 Deak, G.O. (2003). The development of cognitive flexibility and language abilities. Advances in Child Development and Behavior, 31, 271-327. doi: 10.1016/S00652407(03)31007-9
55
De Bildt, A., Oosterling, I.J., van Lang, N.D., Sytema, S., Minderaa, R.B., van Engeland, H., Roos, S., Buitelaar, J.K., van der Gaag, J., & de Jonge, M.V. (2011). Standarized ADOS scores: Measuring severity of autism spectrum disorders in a Dutch sample. Journal of Autism and Developmental Disorders, 41, 311-319. doi: 10.1007/s10803-010-1057-0 Delinicolas, E.K., & Young, R.L. (2007). Joint attention, language, social relating, and stereotypical behaviours in children with autistic disorder. Autism, 11(5), 425436. doi: 10.1177/1362361307079595 Dereu, M., Meirsschaut, M., Roeyers, H., & Warreyn, P. (2006). First Year Inventory (FYI).
(Dutch
Translation
of
the
FYI).
Universiteit
Gent:
Vakgroep
ontwikkelingsstoornissen. Dereu, M., Meirsschaut, M., Warreyn, P., & Roeyers, H. (2006). The Modified Checklist for Autism in Toddlers. Dutch translation. Retrieved from Georgia State University,
Department
of
Psychology
Website:
http://www2.gsu.edu/~psydlr/Diana_L._Robins,_Ph.D._files/M-CHAT_Dutch.pdf. Dereu, M., Raymaekers, R., Warreyn, P., Meirsschaut, M., Schietecatte, I., & Roeyers, H. (2012a). Can child care workers contribute to the early detection of autism spectrum disorders? A comparison between screening instruments witch child care workers versus parents as informants. Journal of Autism and Developmental Disorders, 42(5), 781-796. doi: 10.1007/s10803-011-1307-9 Dereu, M., Roeyers, H., & Desoete, A. (2011). Early signs of autism spectrum disorders in infants and toddlers. Doctoraat, Universiteit Gent, Gent. Dereu, M., Roeyers, H., Raymaekers, R., Meirsschaut, M., Warreyn, P. (2012b). How useful are screening instruments for toddlers to predict outcome at age 4? General development, language skills, and symptom severity in children with false positive screen for autism spectrum disorder. European Child and Adolescent Psychiatry, 21(10), 541-551. doi: 10.1007/s00787-012-0280-y Dereu, M., Roeyers, H., Raymaekers, R., & Warreyn, P. (2012c). Exploring individual trajectories of social communicative development in toddlers at risk for autism
56
spectrum disorders. Research in Autism Spectrum Disorders, 6(3), 1038-1052. doi: 10.1016/j.rasd.2011.12.003 Dereu, M., Warreyn, P., Raymaekers, R., Meirsschaut, M., Pattyn, G., Schietecatte, I., & Roeyers, H. (2010). Screening for autism spectrum disorders in Flemish day-care centers with the Checklist for Early Signs of Developmental Disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 40, 1247-1258. doi: 10.1007/s10803-0100984-0 Dietz, C., Swinkels, S.H.N., van Daalen, E., van Engeland, H., & Buitelaar, J.K. (2006). Screening for autistic spectrum disorder in children aged 14-15 months: Population screening with the Early Screening of Autistic Traits Questionnaire (ESAT). Design and general findings. Journal of Autism and Developmental Disorders, 36, 713-722. doi: 10.1007/s10803-006-0114-1 Eaves, L.C., & Ho, H.H. (2004). The very early identification of autism: Outcome to age 4½-5. Journal of Autism and Developmental Disorders, 34(4), 367-378. doi: 10.1023/B:JADD.0000037414.33270.a8 Eigsti, I., de Marchena, A.B., & Schuh, J.M. (2011). Language acquisition in autism spectrum disorders: A developmental review. Research in Autism Spectrum Disorders, 5(2), 681-691. doi: 10.1016/j.rasd.2010.09.001 Eigsti, I., Bennetto, L., & Dadlani, M.B. (2007). Beyond pragmatics: Morphosyntactic development in autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 1007-1023. doi: 10.1007/s10803-006-0239-2 Elsabbagh, M., Divan, G., Koh, Y., Kim, Y. S., Kauchali, S., Marcin, C., Montiel-Nava, C., Patel, V., Paula, C. S., Wang, C., Yasamy, M. T., & Fombonne, E. (2012). Global prevalence of autism and other pervasive developmental disorders. Autism Research, 5, 160-179. doi: 10.1002/aur.239 Evers, A., Egberink, I.J.L., Braak, M.S.L., Frima, R.M., Vermeulen, C.S.M., & VlietMulder, J.C. van (2009-2012). COTAN Documentatie. Amsterdam: Boom test uitgevers. Fodstad, J.C., Matson, J.L., Hess, J., & Neal, D. (2009). Social and communication behaviours in infants and toddlers with autism and pervasive developmental
57
disorder-not otherwise specified. Developmental Neurorehabilitation, 12(3), 152157. doi: 10.1080/17518420902936748 Fombonne, E. (2005). The changing epidemiology of autism. Journal of Applied Research in Intellectual Disabilities, 18, 281-294. doi: 10.1111/j.14683148.2005.00266.x Fombonne, E. (2009). Epidemiology of pervasive developmental disorders. Pediatric Research, 65(6), 591-598. doi: 10.1203/PDR.0b013e31819e7203 Frith, U. (2001). Mind Blindness and the Brain in Autism. Neuron, 32(6), 969-979. doi: 10.1016/S0896-6273(01)00552-9 Frith, U., & Happé, F. (1994). Autism: Beyond theory of mind. Cognition, 50, 115-132. doi: 10.1016/0010-0277(94)90024-8 Goldberg, W.A., Jarvis, K.L., Osann, K., Laulhere, T.M., Straub, C., Thomas, E., Filipek, P., & Spence, M.A. (2005). Brief Report: Early social communication behaviors in the younger siblings of children with autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 35(5), 657-664. doi: 10.1007/s10803-005-0009-6 Goodman, R. (1997). The strengths and difficulties questionnaire: A research note. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 38(5), 581-586. doi: 10.1111/j.14697610.1997.tb01545.x Gotham, K., Pickles, A., & Lord, C. (2009). Standardizing ADOS scores for a measure of severity in autism spectrum disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 39, 693-705. doi: 10.1007/s10803-008-0674-3 Grazzani, I., & Ornaghi, V. (2012). How do use and comprehension of mental-state language relate to theory of mind in middle childhood? Cognitive Development, 27, 99-111. doi: 10.1016/j.cogdev.2012.03.002 Grégoire, J. (2000). Comparison of three short forms of the Wechsler Intelligence Scale for Children – Third edition (WISC-III). European Review of Applied Psychology, 50, 437- 441. Happé, F. (1995). The role of age and verbal ability in the theory of mind task performance of subjects with autism. Child Development, 66, 843-855. doi: 10.2307/1131954
58
Happé, F., & Frith, U. (2006). The weak coherence account: Detail-focused cognitive style in autism spectrum disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 36(1), 5-25. doi: 10.1007/s10803-005-0039-0 Hudry, K., Leadbitter, K., Temple, K., Slonims, V., McConachie, H., Aldred, C., Howlin, P., Charman, T., & the PACT consortium. (2010). Preschoolers with autism show greater impairment in receptive compared with expressive language abilities. International Journal of Language & Communication Disorders, 45(6), 681-690. doi: 10.3109/13682820903461493 Kadesjo, B., Gillberg, C., & Hagberg, B. (1999). Brief report: Autism and asperger syndrome in seven-year-old children: A total population study. Journal of Autism and Developmental Disorders, 29, 327-331. doi: 10.1023/A:1022115520317 Kasari, C., Gulsrud, A., Freeman, S., Paparella, T., & Hellemann, G. (2012). Longitudinal follow-up of children with autism receiving targeted interventions on joint attention and play. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 51(5), 487-495. doi: 10.1016/j.jaac.2012.02.019 Kasari, C., Paparella, T., Freeman, S., & Jahromi, L.B. (2008). Language outcome in autism: Randomized comparison of joint attention and play interventions. Journal of Consulting and Clinical Psychology, 76(1), 125-137. doi: 10.1037/0022006X.76.1.125 Kelley, E., Paul, J.J., Fein, D., & Naigles, L.R. (2006). Residual language deficits in optimal outcome children with a history of autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 36, 807-828. doi: 10.1007/s10803-006-0111-4 Kim, Y.S., Leventhal, B.L., Koh, Y., Fombonne, E., Laska, E., Lim, E., Cheon, K.A., Kim, S.J., Kim, Y.K., Lee, H., Song, D.H., & Grinker, R.R. (2011). Prevalence of autism spectrum disorders in a total population sample. American Journal of Psychiatry, 168(9), 904-912. doi: 10.1176/appi.ajp.2011.10101532 Kjellmer, L., Hedvall, A., Fernell, E., Gillberg, C., & Norrelgen, F. (2012). Language and communication skills in preschool children with autism spectrum disorders: Contribution of cognition, severity of autism symptoms, and functioning to the
59
variability. Research in Developmental Disabilities, 33(1), 172-180. doi: 10.1016/j.ridd.2011.09.003 Kort, W., Schittekatte, M., Compaan, E.L., Bosmans, M., Bleichrodt, N., Vermeir, G., Resing, W.C.M. & Verhaeghe, P. (2002). WISC-III NL. Handleiding. London: The Psychological Corporation. Kristen, S., Sodian, B., Thoermer, C., & Perst, H. (2011). Infants’ joint attention skills predict toddlers’ emerging mental state language. Developmental Psychology, 47(5), 1207-1219. doi: 10.1037/a0024808 Krstovska-Guerrero, I., & Jones, E.A. (2013). Joint attention in autism: Teaching smiling coordinated with gaze to respond to joint attention bids. Research in Autism Spectrum Disorders, 7, 93-108. doi: 10.1016/j.rasd.2012.07.007 Lam, Y.G., & Yeung, S.S. (2012). Towards a convergent account of pragmatic language deficits in children with high-functioning autism: Depicting the phenotype using the Pragmatic Rating Scale. Research in Autism Spectrum Disorders, 6(2), 792797. doi: 10.1016/j.rasd.2011.08.004 Leekman, S.R., López, B., & Moore, C. (2000). Attention and joint attention in preschool children with autism. Developmental psychology, 36(2), 261-273. Levy, S.E., Mandell, D.S., & Schultz, R.T. (2009). Autism. Lancet, 374, 1627-1638. doi: 10.1016/S0140-6736(09)61376-3 Lind, S.E., & Bowler, D.M. (2009). Language and theory of mind in autism spectrum disorder: The relationship between complement syntax and false belief task performance. Journal of Autism and Developmental Disorders, 39¸ 929-937. doi: 10.1007/s10803-009-0702-y Lord, C., Risi, S., Lambrecht, L., Cook, E.H., Leventhal, B.L., DiLavore, P.C., Pickles, A., & Rutter, M. (2000). The Autism Diagnostic Observation Schedule-Generic: A standard measure of social and communication deficits associated with the spectrum of autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 30(3), 205223. doi: 10.1023/A:1005592401947 Lord, C., Rutter, M., DiLavore, P., & Risi, S. (1999). Autism Diagnostic Observation Schedule: Manual. Los Angeles: Western Psychological Services.
60
McCarthy, J. (2007). Children with autism spectrum disorders and intellectual disability.
Current
Opinion
in
Psychiatry,
20,
472-476.
doi:
10.1097/YCO.0b013e32821f6095 Mervielde, I., & De Fruyt, F. (2009). Hiërarchische persoonlijkheidsvragenlijst voor kinderen (HiPIC). Amsterdam: Hogrefe Uitgevers. Michelotti, J., Charman, T., Slonims, V., & Baird, G. (2002). Follow-up of children with language delay and features of autism from preschool years to middle childhood. Developmental
Medicine
&
Child
Neurology,
44,
812-819.
doi:
10.1017/S0012162201002985 Miller, G.A., & Chapman, J.P. (2001). Misunderstanding analysis of covariance. Journal of Abnormal Psychology, 110(1), 40-48. doi: 10.1037/0021-843x.110.1.40 Miller, C.A. (2006). Developmental relationships between language and theory of mind.
American Journal of Speech-Language Pathology, 15, 142-154. doi:
10.1044/1058-0360(2006/014) Milligan, K., Astington, J.W., & Dack, L.A. (2007) Language and theory of mind: Metaanalysis of the relation between language ability and false-belief understanding. Child development, 78(2), 622-646. doi: 10.1111/j.1467-8624.2007.01018.x Miniscalco, C., Nygren, G., Hagberg, B., Kadesjö, B., & Gillberg, C. (2006). Neuropsychiatric and neurodevelopmental outcome of children at age 6 and 7 years who screened positive for language problems at 30 months. Developmental
Medicine
&
Child
Neurology,
48,
361-366.
doi:
10.1017/S0012162206000788 Möricke, E., Swinkels, S.H., Beuker, K.T., & Buitelaar, J.K. (2010). Predictive value of subclinical autistic traits at age 14-15 months for behavioural and cognitive problems at age 3-5 years. European Child & Adolescent Psychiatry, 19(8), 659668. doi: 10.1007/s00787-010-0103-y Mullen, E.M. (1995). Mullen Scales of Early Learning. Circle Pines MC: American Guidance Service.
61
Mundy, P., Delgado, C., Block, J., Venezia, M., Hogan, A., & Seibert, J. (2003). Early Social Communication Scales (ESCS). Niet gepubliceerd manuscript, Department of Psychology, University of Miami, Coral Gables, Florida. Mundy, P., Block, J., Delgado, C., Pomares, Y., Van Hecke, A.V., & Parlade, M.V. (2007). Individual differences and the development of joint attention in infancy. Child development, 78(3), 938-954. doi: 10.1111/j.1467-8624.2007.01042.x Murray, D.S., Creaghead, N.A., Manning-Courtney, P., Shear, P.K., Bean, J., & Prendeville, J. (2008). The relationship between joint attention and language in children with autism spectrum disorders. Focus on Autism and Other Developmental Disabilities, 23(1), 5-14. doi: 10.1177/1088357607311443 Naber, F.B., Bakermans-Kranenburg, M.J., van Ijzendoorn, M.H., Dietz, C., van Daalen, E., Swinkels, S.H., Buitelaar, J.K., & van Engeland, H. (2008). Joint attention development in toddlers with autism. European Child & Adolescent Psychiatry, 17(3), 143-152. doi: 10.1007/s00787-007-0648-6 Noens, I.L., & van Berckelaer-Onnes, I.A. (2008). The central coherence account of autism revisited: Evidence from the ComFor study. Research in Autism Spectrum Disorders, 2(2), 209-222. doi: 10.1016/j.rasd.2007.05.004 Oliveira, G., Ataide, A., Marques, C., Miguel, T.S., Coutinho, A.M., Mota-Vieira, L., Gonçalves, E., Lopes, N.M., Carmona da Mota, H., & Vincente, A.M. (2007). Epidemiology of autism spectrum disorder in Portugal: Prevalence, clinical characterization, and medical conditions. Developmental Medicine & Child neurology, 49, 726-733. doi: 10.1111/j.1469-8749.2007.00726.x Ozonoff, S. (2012). Editorial Perspective: Autism Spectrum Disorders in DSM-5 an historical perspective and the need for change. The Journal of Child Psychology and Psychiatry, 53(10), 1092-1094. doi: 10.1111/j.1469-7610.2012.02614.x Ozonoff, S., Pennington, B.F., & Rogers, S.J. (1991). Executive function deficits in highfunctioning autistic individuals: Relationship to Theory of Mind. Journal of Child Psychology and Psychiatry and Allied Disciplines, 32(7), 1081-1105. doi: 10.1111/j.1469-7610.1991.tb00351.x
62
Paparella, T., Goods, K.S., Freeman, S., & Kasari, C. (2011). The emergence of nonverbal joint attention and requesting skills in young children with autism. Journal of Communication Disorders, 44, 569-583. doi: 10.1016/j.jcomdis.2011.08.002 Paynter, J., & Peterson, C. (2010). Language and ToM development in autism versus asperger syndrome: Contrasting influences of syntactic versus lexical/semantic maturity.
Research
in
Autism
Spectrum
Disorders,
4,
377-385.
doi:
10.1016/j.rasd.2009.10.005 Pellicano, E. (2010). Individual differences in executive function and central coherence predict developmental changes in Theory of Mind in autism. Developmental Psychology, 46(2), 530-544. doi: 10.1037/a0018287 Premack, D., & Woodruff, G. (1978). Does the chimpanzee have a theory of mind? Behavioural and Brain Sciences, 4, 515-526. doi: 10.1017/S0140525X00076512 Putnam, S.P., & Rothbart, M.K. (2006). Development of short and very short forms of the children’s behavior questionnaire. Journal of Personality Assessment, 87(1), 103-113. doi: 10.1207/s15327752jpa8701_09 Rajendran, G., & Mitchell, P. (2007). Cognitive theories of autism. Developmental Review, 27, 224-260. doi: 10.1016/j.dr.2007.02.001 Reber, A.S., & Reber, E.S. (2001). Dictionary of psychology. Londen: Penguin Books. Reznick, J.S., Baranek, G.T., Reavis, S., Watson, L.R., & Crais, E.R. (2007). A parentreport instrument for identifying one-year-olds at risk for an eventual diagnosis of autism: The First Year Inventory. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 1691-1710. doi: 10.1007/s10803-006-0303-y Robins, D.L., Fein, D., Barton, M.L., & Green, J.A. (2001). The Modified Checklist for Autism in Toddlers: An initial study investigating the early detection of autism and pervasive developmental disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 31, 131-144. doi: 10.1023/A:1010738829569 Roeyers, H. (2008). Autisme: Alles op een rijtje. Leuven: Acco. Roeyers, H., Thys, M., Druart, C., De Schryver, M., & Schittekatte, M. (2011). Handleiding Screeningslijst voor autismespectrumstoornissen. Amsterdam: Hogrefe Uitgevers B.V.
63
Roeyers, H, & Warreyn, P. (2008). Pervasieve ontwikkelingsstoornissen. In P. Prins & C. Braet (Red.), Handboek klinische ontwikkelingspsychologie (pp. 427-447). Houten: Bohn Stafleu van Loghum. Russo, N., Flanagan, T., Larocci, G., Berringer, D., Zelazo, P.D., & Burack, J.A. (2007). Deconstructing executive deficits among persons with autism: Implications for cognitive
neuroscience.
Brain
and
Cognition,
65,
77-86.
doi:
10.1016/j.bandc.2006.04.007 Rutter, M., Bailey, A., & Lord, C. (2003). Social Communication Questionnaire (SCQ). Los Angeles: Western Psychological Services. Saxon, T.F., Colombo, J., Robinson, E.L., & Frick, J.E. (2000). Dyadic interaction profiles in infancy and preschool intelligence. Journal of School Psychology, 38,(1), 9-25. doi: 10.1016/S0022-4405(99)00034-5 Semel, E., Wiig, E.H., & Secord, W.A. (2003). Clinical evaluation of language fundamentals, fourth edition (CELF-4). Toronto, Canada: The Psychological Corporation/A Harcourt Assessment Company. Semel, E., Wiig, E.H. & Secord, W.A. (2008). Clinical Evaluation of Language Fundamentals (CELF-4NL) - Nederlandse Versie. Handleiding (Nederlandse bewerking van W. Kort, E. Compaan, M. Schittekatte en P. Dekker). Amsterdam: Pearson Assessment and Information. Shriberg, L.D., Paul, R., McSweeny, J.L., Klin, A., Cohen, D.J., & Volkmar, F.R. (2001). Speech and prosody characteristics of adolescents and adults with highfunctioning autism and asperger syndrome. Journal of Speech, Language, and Hearing Research, 44, 1097-1115. doi: 10.1044/1092-4388(2001/087) Starr, E., Szatmari, P., Bryson, S., & Zwaigenbaum, L. (2003). Stability and change among high-functioning children with pervasive developmental disorders: A 2year outcome study. Journal of Autism and Developmental Disorders, 33(1), 1522. doi: 10.1023/A:1022222202970 Steerneman,
P., & Meesters, C. (2009). Handleiding ToM test-R. Antwerpen/Apeldoorn:
Garant Uitgevers.
64
Striano, T., Stahl, D., Cleveland, A., & Hoehl, S. (2007). Sensitivity to triadic attention between 6 weeks and 3 months of age. Infant Behavior & Development, 30, 529-534. doi: 10.1016/j.infbeh.2006.12.010
Swinkels, S.H.N., Dietz, C., van Daalen, E., Kerkhof, I.H.G.M., van Engeland, H., & Buitelaar, J.K. (2006). Screening for autistic spectrum in children aged 14 to 15 months: The development of the Early Screening of Autistic Traits Questionnaire (ESAT). Journal of Autism and Developmental Disorders, 36, 723-732. doi: 10.1007/s10803-006-0115-0 Thurm, A., Lord, C., Lee, L., & Newschaffer, C. (2007). Predictors of language acquisition in preschool children with autism spectrum disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 1721-1734. doi: 10.1007/s10803-0060300-1 Tomasello, M., & Farrar, M.J. (1986). Joint attention and early language. Child Development, 57, 1454-1463. doi: 10.2307/1130423 Toth, K., Munson, J., Meltzoff, A.N., & Dawson, G. (2006). Early predictors of communication development in young children with autism spectrum disorder: Joint attention, imitation and toy play. Journal of Autism and Developmental Disorders, 36, 993-1005. doi: 10.1007/s10803-006-0137-7 Treffert, D.A. (1970). Epidemiology of infantile autism. Archives of General Psychiatry, 22, 431-438. doi: 10.1001/archpsyc.1970.01740290047006 Turner, L., Stone, W., Pozdol, S., & Coonrod, E. (2006). Follow-up of children with autism spectrum disorders from age 2 to age 9. Autism, 10(3), 243-265. doi: 10.1177/1362361306063296 Turner, L.M., & Stone, W.L. (2007). Variability in outcome for children with an ASD diagnosis at age 2. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 48(8), 793-802. doi: 10.1111/j.1469-7610.2007.01744.x Vanpée, K., Sannen, L., & Hedebouw, G. (2000). Kinderopvang in vlaanderen. Geraadpleegd 23 april, 2013, van http://www.kindengezin.be/img/ko-inVlaanderen-hiva-1999.pdf Van Peet, A.A., Van den Wittenboer, G.L., & Hox, J.J. (2005). Toegepast statistiek: Inductieve technieken. Groningen/Houten: Wolters-Noordhoff. 65
Walter, E., Dassonville, P., & Bochsler, T. M. (2009). A Specific Autistic Trait that Modulates
Visuospatial
Illusion
Susceptibility.
Journal
of
autism
and
developmental disorders, 39(2), 339–349. doi: 10.1007/s10803-008-0630-2 Warreyn, P., Raymaekers, R., & Roeyers, H. (2004). Handleiding Vragenlijst Sociale Communicatie. Destelbergen: SIG vzw. Warreyn, P., Roeyers, H., Oelbrandt, T., & De Groote, I. (2005). What are you looking at? Joint attention and visual perspective taking in young children with autism spectrum disorder. Journal of Developmental and Physical Disabilities, 17(1), 5573. doi: 10.1007/s10882-005-2201-1. Watson, L.R., Baranek, G.T., Crais, E.R., Reznick, J.S., Dykstra, J., & Perryman, T. (2007). The First Year Inventory: Retrospective parent responses to a questionnaire designed to identify one-year-olds at risk for autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 49-61. doi: 10.1007/s10803-006-0334-4 Wechsler, D. (1949). Wechsler Intelligence Scale for Children. New York: The Psychological Corporation. Wechsler, D. (1991). Wechsler Intelligence Scale for Children Third Edition manual. New York: The Psychological Corporation. Weismer, S.A., Lord, C., & Esler, A. (2010). Early language patterns of toddlers on the autism spectrum compared to toddlers with developmental delay. Journal of Autism and Developmental Disorders, 40, 1259-1273. doi: 10.1007/s10803-0100983-1 Wilcox, R. (2012). Introduction to robust estimation & hypothesis testing. Third edition. London: Academic Press. Williams, J.G., Higgins, J.P., & Brayne, C.E. (2006). Systematic review of prevalence studies of autism spectrum disorders. Archives of Disease in Childhood, 91, 8-15. doi: 10.1136/adc.2004.062083 Wimmer, H., & Perner, J. (1983). Beliefs about beliefs: Representation and constraining function of wrong beliefs in young children’s understanding of deception. Cognition, 13, 103-128. doi: 10.1016/0010-0277(83)90004-5
66
Wong, C., & Kasari, C. (2012). Play and joint attention of children with autism in the preschool special education classroom. Journal of Autism and Developmental Disorders, 42, 2152-2161. doi: 10.1007/s10803-012-1467-2 Woolfenden, S., Sarkozy, V., Ridley, G., & Williams, K. (2012). A systematic review of the diagnostic stability of Autism Spectrum Disorder. Research in Autism Spectrum Disorders, 6, 345-354. doi: 10.1016/j.rasd.2011.06.008 Yang, P., Jong, Y.J., Hsu, H.Y., & Chen, C.S. (2003). Preschool children with autism spectrum disorders in Taiwan: Follow-up of cognitive assessment to early school age. Brain & Development, 25, 549-554. doi: 10.1016/S0387-7604(03)00097-4 Yoder, P., Stone, W.L., Walden, T., & Malesa, E. (2009). Predicting social impairment and ASD diagnosis in younger siblings of children with autism spectrum disorder. Journal of Autism and Developmental Disorders, 39, 1381-1391. doi: 10.1007/s10803-009-0753-0 Zelazo, P.D., Craik, F.I., & Booth, L. (2004). Executive function across the life span. Acta Psychologica, 115, 167-183. doi: 10.1016/j.actpsy.2003.12.005 Zink, I. (2003). N-CDI’s: korte vormen. Leuven: Acco.
67