Academiejaar 2014-2015 Tweedesemesterexamenperiode
De ontwikkeling van perspectiefneming bij jonge broers en zussen van kinderen met een autismespectrumstoornis.
Masterproef II neergelegd tot het behalen van de graad van Master of Science in de Pedagogische Wetenschappen, afstudeerrichting Orthopedagogiek
Promotor: Prof. Dr. Herbert Roeyers Begeleidster: Dr. Ellen Demurie
01006563 Louise Lucidarme
Voorwoord
Om deze masterproef te maken, kreeg ik ondersteuning van heel wat mensen. Langs deze weg wil ik hen graag bedanken voor alle begeleiding, feedback en steun. Als eerste wil ik graag mijn promotor prof. Dr. Herbert Roeyers bedanken voor het aanreiken van dit interessante onderwerp, mij de kans te geven aan dit onderzoek mee te werken en feedback te geven. Vervolgens wil ik mijn begeleidster, Dr. Ellen Demurie, bedanken voor de vele tijd die ze voor mij vrijmaakte. Hierbij gaf ze mij constructieve feedback en tips over interessante literatuur. De gesprekken zorgden ervoor dat ik terug op weg kon en de moed had om er terug in te vliegen. De ouders, kinderen en medewerkers van de babystudies aan de UGent wil ik tevens bedanken want zonder hen zou het niet mogelijk geweest zijn om deze masterproef te maken. Als laatste wil ik graag mijn familie en vrienden bedanken, voornamelijk ‘De Gentenaars’. De gezamenlijke stressmomentjes, aanmoedigingen en de nodige ontspanning samen, waren goud waard. Bedankt allemaal!
I
Abstract Uit literatuur blijkt dat siblings van kinderen met ASS meer kans hebben om een diagnose ASS te krijgen. Toch is er nog steeds een grote tijdspanne tussen de eerste bezorgdheden rond de ontwikkeling van een kind en de diagnose. Dit onderzoek volgde siblings, kinderen met een broer of zus met ASS, en een laag-risico groep, kinderen met een typisch ontwikkelende broer of zus, longitudinaal op om zo zicht te krijgen op de theory of mind ontwikkeling van deze siblings, waarvan er mogelijks later een aantal de diagnose ASS zullen krijgen. Het doel van deze studie is rode vlaggen te detecteren, die reeds voor de leeftijd van 3 jaar een indicatie kunnen geven van een mogelijke diagnose ASS. Aan de hand van een anticipatory-looking test, dit is een impliciete false belief taak, werd onderzocht of het kind theory of mind ontwikkeld heeft. Verder werd er onderzocht of er een significant verschil is tussen deze theory of mind ontwikkeling van de laag-risico groep en de siblings. De correlatie tussen deze test en de joint attention ontwikkeling, cognitieve ontwikkeling en taalontwikkeling werd ook geanalyseerd. Tevens werd het verband met de ADOS nagegaan. Binnen dit onderzoek werd geen significant verschil gevonden voor de theory of mind ontwikkeling tussen de laag-risico groep en de siblings. Er werd tevens geen groepsverschil waargenomen voor de joint attention ontwikkeling van beide groepen. Er werden wel groepsverschillen gedetecteerd voor de score op de ADOS-T en bij elementen van de Mullen ontwikkelingstest. Sterke positieve correlaties werden er gevonden voor elementen van de joint attention ontwikkeling, taalontwikkeling en cognitieve ontwikkeling en de theory of mind op 14 maanden.
Kernwoorden: Autismespectrumstoornis, siblings, theory of mind
II
Inhoud Inleiding ............................................................................................................................................... 1 Autismespectrumstoornis ............................................................................................................... 1 Prevalentie. .................................................................................................................................... 2 Etiologie. ....................................................................................................................................... 2 Vroegdetectie ................................................................................................................................... 4 Belang van vroegdetectie. ............................................................................................................. 4 Onderzoeksbenaderingen voor vroegdetectie................................................................................ 5 Siblings ............................................................................................................................................. 6 Diagnose autismespectrumstoornis. .............................................................................................. 6 Breder autisme fenotype. ............................................................................................................... 7 Sibling onderzoek. ......................................................................................................................... 7 Theory of mind ................................................................................................................................ 8 Definitie theory of mind. ............................................................................................................... 8 Theory of mind hypothese............................................................................................................. 8 Ontwikkeling van theory of mind. .............................................................................................. 10 Onderzoek naar theory of mind ................................................................................................... 11 Standaard false belief taken. ................................................................................................... 11 Violation-of-expectation methode. .......................................................................................... 12 Anticipatory-looking test. ........................................................................................................ 12 Probleemstelling ............................................................................................................................ 14 Methode .............................................................................................................................................. 16 Steekproef........................................................................................................................................ 16 Instrumenten .................................................................................................................................... 18 Mullen Ontwikkelingstest. ........................................................................................................... 18 Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS). .................................................................... 18 Early Social Communication Scales (ESCS). .............................................................................. 18 Nederlandse Communicative Development Inventory (N-CDI) .................................................. 19 Eye-tracking ................................................................................................................................ 19 Impliciete false belief taak ........................................................................................................... 20 Procedure......................................................................................................................................... 22 Statistische analyses ........................................................................................................................ 23 Resultaten........................................................................................................................................... 24 1) Zijn er significante verschillen tussen de theory of mind ontwikkeling van de laag-risico groep en de siblings? ..................................................................................................................... 24 III
Joint attention. ............................................................................................................................ 24 Anticipatory-looking test............................................................................................................. 24 Correlatie joint attention ontwikkeling en slagen anticipatory-looking test................................ 26 2) Wat is het verband tussen de score op de ADOS-T op 14 en 24 maanden en de theory of mind taak op 14 en op 24 maanden? ........................................................................................... 26 Sociale en communicatieve mogelijkheden ................................................................................ 26 3) Is er een correlatie tussen taalontwikkeling en/of cognitieve ontwikkeling en het al dan niet slagen op de impliciete false belief taak. ...................................................................................... 27 Taalontwikkeling ......................................................................................................................... 27 Cognitieve ontwikkeling ............................................................................................................. 28 Discussie ............................................................................................................................................. 31 Bespreking en interpretatie van de onderzoeksresultaten ............................................................... 31 Theoretische en klinische implicaties van de resultaten.................................................................. 35 Sterktes en beperkingen van het huidige onderzoek ....................................................................... 36 Suggesties voor toekomstig onderzoek ........................................................................................... 37 Algemene conclusie ........................................................................................................................ 37 Referenties.......................................................................................................................................... 39
IV
Inleiding Autismespectrumstoornis Autismespectrumstoornis (ASS) behoort tot de categorie ‘neurodevelopmental disorders’ volgens de Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders- Fifth Edition (DSM-5, American Psychiatric Association, APA, 2013). Kenmerkend voor een diagnose ASS is de dyade aan symptomen, namelijk ‘moeilijkheden met sociale interactie en communicatie’ en ‘repetitief gedrag en specifieke interesses’ (APA, 2013). Dit eerste element houdt in dat er tekorten zijn in het non-verbaal gedrag, de sociaal-emotionele wederkerigheid en het aangaan en behouden van relaties. Bij het tweede element van de dyade ‘repetitief gedrag en specifieke interesses’ moet voldaan zijn aan minstens twee van de volgende criteria: stereotiepe of repetitieve spraak, motorische bewegingen of objectgebruik; overmatig vasthouden aan routines of overmatige weerstand tot verandering; beperkte, gefixeerde interesses die abnormaal zijn in intensiteit of focus en hyper- of hypo-reactiviteit op sensorische input (Lauritsen, 2013). Bijkomende criteria voor de diagnose zijn als eerste de aanwezigheid van de symptomen in de vroege kinderjaren. De DSM-5 erkent dat het mogelijk is dat ASS op dat moment niet gedetecteerd wordt en pas later tot uiting komt. Vervolgens worden problemen bij sociale of beroepssettings ervaren. Als laatste criterium wordt beschreven dat ASS niet verklaard kan worden door een verstandelijke beperking of globale ontwikkelingsachterstand (APA, 2013). De diagnoses ‘Syndroom van Asperger’, ‘Autistische stoornis’ en ‘Pervasieve ontwikkelingsstoornis niet anders omschreven’ die terug te vinden waren in de DSM-IV-Text Revision (APA, 2000), vallen sinds de DSM-5 samen onder de overkoepelende diagnose ASS. ASS wordt nu gezien als een continuüm met een variatie in de ernst van de symptomen (APA, 2013). Hoe ASS zich manifesteert bij een individu, wordt beschreven aan de hand van ‘specifiers’ zoals intelligentie, taalontwikkeling en comorbiditeit (van der Sijde, 2013). In de literatuur bestaat er consensus over het gegeven dat personen met ASS een hoge mate van comorbiditeit vertonen (Mannion & Leader, 2013; Matson & Goldin, 2013; Simonoff et al., 2008). Vaak is deze comorbiditeit moeilijk vast te stellen omwille van bijvoorbeeld communicatieve en cognitieve problemen. Onderzoek van Simonoff et al. (2008) toont aan dat de meest voorkomende comorbide stoornissen bij ASS sociale angststoornissen 1
(29.2%), attention deficit hyperactivity disorder (ADHD; 28.1%) en oppositioneel opstandig gedrag (28.1%) zijn. Matson en Goldin (2013) geven aan dat er ook sprake is van een hoge mate van fysieke problemen. ASS kan voorkomen bij mensen met lage, gemiddelde en hoge cognitieve mogelijkheden (Matson & Goldin, 2013).
Prevalentie. Er is geen consensus over een exact cijfer, maar wel over een stijging van het aantal mensen met een diagnose ASS ten opzichte van de jaren ’60 (Prior, 2003). In de review van Elsabbagh et al. (2012) wordt een gemiddelde prevalentie van 62 personen met ASS op 10000 mensen weergegeven. De veranderingen in de diagnostische criteria die ervoor zorgen dat kinderen met mildere symptomen ook een diagnose ASS kunnen hebben en het verhoogde bewustzijn van ouders en professionelen, zijn twee mogelijke verklaringen voor deze stijging (Isaksena, Diseth, Schjølbergd, & Skjeldale, 2013). Wing en Potter (2011) besteden aandacht aan de betere overlevingskansen van prematuur geboren baby’s, die meer kans hebben op het ontwikkelen van een ontwikkelingsstoornis. Het is dus belangrijk om de verhoogde prevalentie binnen de bovenstaand geschetste bredere context te plaatsen (Matson & Kozlowski, 2011). ASS komt beduidend meer voor bij mannen dan vrouwen, met een ratio van 4:1 (Manning, Baron-Cohen, & Wheelwright, 2001). Intelligentieniveau treedt hierbij mogelijks op als mediator. Bij personen met een laag intellectueel functioneren en ASS is de geslachtsverhouding 2:1 (man-vrouw), terwijl bij normaal intellectueel functioneren de verhouding ongeveer 5-6:1 is (Kirkovski, Enticott, & Fitzgerald, 2013).
Etiologie. Leo Kanner beschreef als eerste onderzoeker ASS in 1943. De oorsprong van ASS was volgens hem een koude opvoedingsstijl met te weinig ouderlijke liefde (Abrahams & Geschwind, 2008). Hiervoor werd echter geen wetenschappelijke evidentie gevonden (Steffenburg & Gillberg, 1989). De eerste indicatie dat er een genetische oorzaak is, werd in 1977 beschreven door Folstein en Rutter (1977a). Ook recentere studies vinden evidentie voor een genetische factor (Abrahams & Geschwind, 2008; Folstein & Piven, 1991; Ploeger, 2009; ten Hoopen & de Nijs, 2011). De erfelijke factor werd bevestigd in tweelingenonderzoek waarbij de concordantie van monozygote tweelingen hoger is dan die van dizygote tweelingen. Het overervingsmechanisme bij ASS is polygenisch (Folstein & Rutter, 1977b). Er zijn reeds enkele ‘kandidaat-genen’, maar het is nog niet duidelijk welke genen precies betrokken zijn (Wang et al., 2014). 2
Naast de genetische oorzaak is er in de literatuur aandacht voor de neurobiologische basis van ASS (Allen, 2006; Piggota, Shirinyana, Shemmassiana, Vaziriana, & Alarcónb, 2009; Rutten, 2005). Na de geboorte is er sprake van een plotse en buitensporige groei van de hoofdomtrek en een excessieve groei van de hersenen (Rutter, 2005). Het zou gaan om de frontaalkwab, het cerebellum en het limbisch systeem. Deze hersengebieden zijn betrokken bij sociale en communicatieve vaardigheden en zijn verstoord bij ASS. De neuronale maturatie vertoont een vertraagde en verstoorde ontwikkeling (Weidenheim, 2001). Er is tevens een afname van de grijze stof, een toename van de witte stof in het cerebellum en een opmerkelijke daling van de Purkinje neuronen merkbaar (Fatemi et al., 2000). Omgevingsinvloeden kunnen niet uitgesloten worden in onderzoek naar de etiologie van ASS. Zo zou blootstelling aan chemische, biologische en/of toxische stoffen bijdragen aan het ontwikkelen van ASS (Allen, 2006). Wanneer de moeder tijdens de zwangerschap een infectie oploopt, wordt dit gezien als een risicofactor voor het veroorzaken van ASS (Currenti, 2009). Een oudere leeftijd van de ouders en problemen tijdens de zwangerschap worden ook gezien als risicofactoren (Larsson et al., 2004).
Op neuropsychologisch niveau zijn er enkele verklaringen voor de gedragsmatige kenmerken van kinderen met ASS. Eén hiervan is de theory of mind hypothese van BaronCohen (Baron-Cohen, 2001). Theory of mind is het vermogen om de mentale toestanden van anderen, die actie veroorzaken, af te leiden (bijvoorbeeld overtuigingen, verlangens, intenties, emoties,…). Een theory of mind zorgt ervoor dat je kan reflecteren op de inhoud van je eigen en van andermans gedachten (Baron-Cohen, 2001). Problemen met de theory of mind worden gezien als één van de kerndeficieten bij ASS die zorgen voor moeilijkheden in de sociale interactie en communicatie (Shaked, Gamliel, & Yirmiya, 2006). Een tweede cognitieve theorie is die van de executieve disfunctie (Pennington & Ozonoff, 1996). Executieve functies zijn mentale processen die benut worden bij het controleren en plannen van het eigen denken en handelen, zoals inhibitie, planning, cognitieve flexibiliteit,… (Pennington & Ozonoff, 1996). Deze functies zijn verstoord bij mensen met ASS en verklaren onder andere de stereotiepe gedragingen, de problemen met veranderingen en moeite met transfer naar andere situaties. Deze executieve disfuncties zijn niet specifiek voor ASS want ze komen ook voor bij bijvoorbeeld ADHD en dyslexie (Baron-Cohen & Swettenham, 1997). De hypothese van de centrale coherentie is de laatste cognitieve theorie (Frith & Happé, 1994). Centrale coherentie is een capaciteit die van belang is bij het integreren en generaliseren van informatie. 3
Bij personen met ASS is er sprake van een gebrekkige centrale coherentie, wat verklaart waarom personen met ASS zich focussen op details, weinig rekening houden met de context en focussen op verschillen tussen prikkels (Frith & Happé, 1994).
Vroegdetectie Belang van vroegdetectie. Kinderen met ASS krijgen meestal geen diagnose toegekend voor de leeftijd van 3 jaar. Pas vanaf die leeftijd is er volgens Charman en Baird (2008) een stabiele diagnose te stellen. De aanzienlijke variatie in de symptomen en in de beginleeftijd (Crane & Winsler, 2008), de vaak subtiele manifestaties van de symptomen en professionelen van de eerstelijns gezondheidszorg die niet getraind zijn om ASS bij jonge kinderen te onderkennen, bemoeilijken het toekennen van een diagnose op een jongere leeftijd (Baron-Cohen, 2000). Volgens Servatius-Oosterling (2012) is het toepassen van de DSMcriteria moeilijk bij jonge kinderen aangezien de criteria een bepaald niveau van taal en cognitief functioneren veronderstellen. De grote overlap met andere stoornissen zorgt er tevens voor dat de diagnose pas op die leeftijd gesteld wordt. Nochtans zijn er ouders die zich reeds op vroegere leeftijd zorgen maken om de ontwikkeling van hun kind, maar toch is er nog steeds heel wat tijd tussen deze bezorgdheden en de uiteindelijke diagnose (Rogers, 2009). Een vroege diagnose is belangrijk want hoe vroeger de diagnose, hoe beter de uitkomst op lange termijn (Dover & Couteur, 2007). Hoewel het krijgen van een diagnose ASS bij een kind een grote klap is voor de ouders en het van hen een verwerkingsproces vraagt, zorgt het op termijn toch voor een reductie van stress. Ouders kunnen zo na verloop van tijd de beperking van hun kind een plaats geven en zich beter afstemmen op hun kind (De Belie & Van Hove, 2005). Indien er geen diagnose is, geven sommige ouders zichzelf de schuld van de moeilijkheden bij de opvoeding en ziet ook de omgeving de ouders als de oorzaak van wat fout loopt. Om ouders terug succeservaringen te geven bij de opvoeding, is een diagnose een eerste stap (Servatius-Oosterling, 2012). Vroege diagnose opent tevens de deuren naar vroege interventie (Al-Qabandi, Gorter, & Rosenbaum, 2011). Gezien de plasticiteit van de hersenen op jonge leeftijd is het mogelijk om met vroege interventie de ontwikkeling te richten naar een meer leeftijdsadequaat ontwikkelingstraject. Vroege interventie kan het gedrag meer adaptief maken. Zo kan bijvoorbeeld de interesse in gezichten gestimuleerd worden, wat resulteert in betere sociale vaardigheden op latere leeftijd (Dawson, 2008). Vroege psycho-educatie en gedragstherapie 4
kunnen secundaire gedragskenmerken zoals angsten voorkomen (Steyaert & La Marche, 2008). Zo kan bijvoorbeeld het bevorderen van de communicatie ervoor zorgen dat behandelingsprogramma’s om tegemoet te komen aan deze secundaire gedragskenmerken niet opgestart moeten worden, wat uiteraard positief is (Van der Paelt, Warreyn, & Roeyers, 2013). Het onderzoek van Dawson en Bernier (2013) toont aan dat vroege interventies leiden tot gedragsveranderingen, betere cognitieve, sociale en taalkundige mogelijkheden en veranderingen in het functioneren van de hersenen. Van der Paelt, Warreyn, en Roeyers (2013) kunnen geen uitsluitsel geven over de meest effectieve behandeling. Het belang van interventie op maat en een positief effect van langdurige en intensieve training op jonge leeftijd wordt benadrukt. Uiteindelijk zou de vroege detectie en interventie moeten leiden tot een betere kwaliteit van leven, zowel voor het kind als voor de nabije familie. Een vroege diagnose heeft dus zowel voordelen voor het kind, de ouders als voor de samenleving (De Belie & Van Hove, 2005).
Onderzoeksbenaderingen voor vroegdetectie. De onderzoeksbenaderingen van de vroege ontwikkeling en vroege herkenning van kinderen met ASS zijn doorheen de jaren geëvolueerd. Sinds 1972 verzamelde het ‘Early Natural History of Childhood Psychosis Project’ video’s van de kindertijd van kinderen die de diagnose van vroeg kinderlijke psychose kregen. Dit is de diagnose die op dat moment gegeven werd aan kinderen met ASS (Rosenthal, Massie & Wulff, 1980). Dit gaf de aanzet om op basis van videomateriaal op een retrospectieve manier de gedragingen van kinderen te analyseren (Osterling & Dawson, 1994). Hierbij was het van belang om de reactie op de omgeving en de personen in de omgeving te bekijken (Matson, Rieske, & Tureck, 2011). De videomethode blijkt effectief in het herkennen van gedragingen bij kinderen die later de diagnose ASS zullen krijgen (Rogers, 2009). De voordelen van het gebruik van video’s zijn dat er objectief materiaal verzameld wordt en er geen problemen zijn met heroproepen van gegevens. Er zijn echter ook nadelen aan deze methode. Zo filmen ouders hun kinderen om bepaalde redenen, bijvoorbeeld verjaardagen, en kunnen ze gedrag uitlokken waardoor de contexten van de video’s verschillend zijn en het moeilijk is om hieruit conclusies te trekken. Onderzoekers kunnen vaak het feit dat ze weten dat het kind ASS ontwikkeld heeft, niet loslaten (Zwaigenbaum, Bryson, & Garon, 2013). Recent wordt steeds meer gebruik gemaakt van prospectief longitudinaal onderzoek dat kinderen onderzoekt vanaf de geboorte tot de vroege kindertijd. Gezien de prevalentie van ASS zouden hiervoor grote steekproeven nodig zijn. Daarom richt prospectief longitudinaal 5
onderzoek zich steeds meer op hoog-risico kinderen, zoals familieleden van kinderen met ASS, om de vroege ontwikkeling van ASS te onderzoeken (Rogers, 2009). Er wordt hierbij een groep die een hogere kans heeft op ASS vergeleken met een laag-risico groep, waarbij verwacht wordt dat bij de hoog-risico groep meer kinderen de diagnose ASS zullen krijgen. Prospectieve studies kunnen hypotheses testen in klinische settings met experimentele methodes waardoor aan de nadelen van retrospectief onderzoek tegemoet gekomen wordt. Resultaten bekomen op basis van deze studies zijn representatief voor de vroege ontwikkeling van kinderen met ASS (Ozonoff et al., 2011). Experimentele metingen, zoals bijvoorbeeld eye-tracking bij jonge kinderen die een hogere kans hebben op een diagnose ASS, kunnen enkel op een prospectieve manier gebeuren (Zwaigenbaum, Bryson, & Garon, 2013). Om een coherent beeld te krijgen van het ontwikkelingsprofiel van kinderen met ASS in de eerste levensjaren, kan prospectief onderzoek dus een effectieve methode zijn (Bryson et al., 2007). Zowel retrospectieve als prospectieve studies geven enkele “rode vlaggen” mee die voorspellend kunnen zijn voor het krijgen van een diagnose ASS, namelijk atypisch oogcontact, gebrek aan imitatie, verminderde joint attention (dit is gedeelde aandacht met sociale partners), gebrekkige sociale glimlach, minder frequente reactie op naam, atypische sociale interesse en sensorisch georiënteerd gedrag (Deconinck, Soncarrieu, & Dan, 2013; Ozonoff et al., 2011; Rogers, 2009). Op de leeftijd van 6 maanden is er echter zo goed als geen significant verschil tussen een hoog-risico groep en een laag-risico groep (Landa & GarrettMayer, 2006). Bryson et al. (2007) komen tot dezelfde bevinding en halen aan dat het voor de leeftijd van 6 maanden moeilijk is een onderscheid te maken tussen ASS en andere ontwikkelingsstoornissen. De periode tussen 12 en 24 maanden is een belangrijke periode in de ontwikkeling van de sociale en non-verbale vaardigheden. In deze periode zijn de bovenstaande ‘rode vlaggen’ merkbaar (Bryson et al., 2007; Rogers, 2009; Zwaigenbaum et al., 2005).
Siblings Diagnose autismespectrumstoornis. Het begrip ‘siblings’ wordt gebruikt voor broers en/of zussen van kinderen met een beperking. In deze masterproef wordt dit begrip dus gebruikt voor broers en/of zussen van kinderen met ASS. Wegens de aanzienlijke erfelijkheidsfactor bij ASS worden siblings van kinderen met ASS gezien als een risicogroep. Bij hen is er een herhalingsrisico tussen de 3% en de 10% (Landa & Garrett-Mayer, 2006; Yoder, Stone, Walden, & Malesa, 2009; Zwaigenbaum et al., 2005). Dit is ongeveer 10-20 6
keer meer dan de algemene bevolking (Zwaigenbaum et al., 2007). Ozonoff et al. (2011) bekomen een hoger percentage. Zij concluderen namelijk dat 18.7% van de broers en zussen van kinderen met ASS zelf ook de diagnose ASS krijgen. Het hebben van meerdere broers of zussen met de diagnose en het geslacht zijn hierbij significante predictoren. Er is sprake van een bijna drievoudig risico op ASS bij broers ten opzichte van zussen. Wanneer er meerdere oudere broers of zussen zijn met de diagnose is er dubbel zoveel kans voor de siblings op ASS ten opzichte van kinderen die maar één oudere broer of zus met ASS hebben (Ozonoff et al., 2011). Siblings hebben, zoals hierboven aangehaald, een hoger risico op de diagnose ASS. Wanneer een groep siblings vergeleken wordt met een laag-risico groep, dit is een groep kinderen met een typisch ontwikkelende broer of zus, wordt verwacht dat binnen de groep siblings meer kinderen de diagnose ASS zullen krijgen. Door de vroege ontwikkeling van siblings te vergelijken met de vroege ontwikkeling van een laag-risico groep, kan inzicht verkregen worden in hoe de vroege ontwikkeling van kinderen met ASS verloopt en welke gedragingen als voorspellend gezien kunnen worden inzake het al dan niet ontwikkelen van ASS. Het onderzoeken van siblings is daarom zeer effectief (Sigman, Dijamco, Gratier, & Rozga, 2004).
Breder autisme fenotype. Siblings kunnen ook subklinische symptomen van ASS vertonen. Dit is beter gekend als het ‘breder autisme fenotype’. Het is een mildere expressie van ASS symptomen waarbij niet voldaan wordt aan alle criteria volgens de DSM-5 om een diagnose ASS te krijgen (Folstein, Bisson, Santangelo, & Piven, 1998). De manifestaties van het breder autisme fenotype zijn zeer uiteenlopend en verschillen in ernst. Het is mogelijk dat een persoon enkel kenmerken vertoont op vlak van sociale interactie en communicatie en geen kenmerken vertoont op vlak van repetitief gedrag en stereotiepe interesses, of omgekeerd. Een andere mogelijkheid is dat de persoon kenmerken vertoont van beide elementen van de dyade, maar niet voldoende om gediagnosticeerd te worden. Er zijn echter geen criteria waaraan voldaan moet worden om van een breder autisme fenotype te spreken (Ingersoll, 2009). 10-20% van de siblings hebben subklinische symptomen van ASS (Messinger et al., 2013).
Sibling onderzoek. De voordelen van vroege interventies zorgen voor een stijgende aandacht voor vroege diagnostische instrumenten. Hiervoor is een duidelijk beeld nodig van 7
de gedragsprofielen en ontwikkelingstrajecten van kinderen met ASS op jonge leeftijd. Prospectief longitudinaal onderzoek van siblings kan hierbij waardevol zijn (Bryson et al., 2007). Sibling onderzoek is niet enkel zinvol om een beter inzicht te krijgen in de vroege ontwikkeling van ASS, maar ook voor het ontwikkelen van gepaste behandeling en ondersteuning op een jonge leeftijd (Yirmiya et al., 2006). Onderzoek met siblings kan tenslotte een beter inzicht brengen in het breder autisme fenotype, zoals een beeld met betrekking tot de ontwikkeling van het breder autisme fenotype en het opstellen van duidelijke criteria en definitie (Rogers, 2009).
Theory of mind Definitie theory of mind. Premack en Woodruff (1978) beschrijven ‘theory of mind’ (ToM) als het toeschrijven van mentale toestanden aan zichzelf en aan anderen. Deze toestanden, zoals overtuigingen en verlangens, zijn niet onmiddellijk observeerbaar en kunnen gebruikt worden om voorspellingen te maken over gedrag. Theory of mind wordt ook wel perspectiefneming of sociale cognitie genoemd (Demurie, De Corel, & Roeyers, 2011).
Theory of mind hypothese. De theory of mind hypothese houdt in dat mensen met ASS geen of in mindere mate theory of mind ontwikkelen. Zowel de mogelijkheid om mentale toestanden toe te schrijven aan anderen, als een empathische reactie hierop zijn verstoord. Voor kinderen met ASS is het moeilijk om te beseffen dat anderen een andere overtuiging kunnen hebben dan zijzelf (Baron-Cohen, 2004). De theory of mind hypothese is een cognitieve theorie die een verklaring is voor de sociale en communicatieve moeilijkheden bij autisme (Baron-Cohen, 2004). Om te onderzoeken of een kind theory of mind ontwikkeld heeft, worden false belief taken afgenomen. Het begrip van false belief is een belangrijk onderdeel van de theory of mind. Bij het begrijpen van mentale toestanden van anderen, is het essentieel dat er besef aanwezig is dat deze toestanden een reflectie kunnen zijn van de werkelijkheid, maar ook kunnen verschillen van de realiteit. Op dat moment is er een onderscheid tussen de gedachten en de wereld en wordt er van false belief gesproken (Wellman et al., 2001). Om te slagen op een false belief taak, moet het kind inzicht hebben in de overtuiging van de ander, weten dat die kan verschillen met de realiteit en dat dit ook een weerslag zal hebben op het handelen (Wellman et al., 2001). Deze vorm van false belief wordt ook first-order false belief genoemd en ontwikkelt zich bij typisch ontwikkelende kinderen rond het 4e levensjaar (Astington & 8
Barriault, 2001). Kinderen met ASS slagen er op de leeftijd van 4 jaar niet in om zich een beeld te vormen van de mentale toestand van anderen, of in ieder geval toch niet wanneer deze mentale toestand verschillend is van de eigen toestand (Senju et al., 2010). Perner en Wimmer introduceerden in 1985 de second-order false belief taak. Dit is het denken over iemands’ gedachten en het hebben van een false belief over iemand anders’ overtuigingen (Perner & Wimmer, 1985). Een voorbeeld hiervan is John die denkt dat Marie denkt dat het busje nog steeds op dezelfde plaats staat, terwijl Marie eigenlijk weet dat het busje verplaatst is (Perner & Wimmer, 1985). Een second-order false belief wordt als moeilijker beschouwd dan de firstorder false belief en komt bij typisch ontwikkelende kinderen dan ook pas later in de ontwikkeling voor, namelijk rond de leeftijd van 7 jaar (Miller, 2013). Voor kinderen met ASS is het moeilijk te vatten hoe een fysiek object verschilt van gedachten over dat object (BaronCohen & Swettenham, 1997). Dit zorgt ervoor dat kinderen met ASS falen op de false belief taak op een leeftijd waarop typisch ontwikkelende kinderen wel reeds de moeilijkheden om te slagen op de test overwonnen hebben (Baron-Cohen, 2001). Er is weinig twijfel dat kinderen met ASS moeite hebben met het toeschrijven van mentale toestanden aan anderen, maar de universaliteit van de hypothese werd in vraag gesteld aangezien sommige mensen met ASS wel slaagden voor de first-order false belief test (TagerFlusberg, 2007). Baron-Cohen (2001) geeft als verklaring dat indien iemand met ASS slaagt voor een first-order false belief test, dit steeds op latere mentale leeftijd is dan mensen zonder ASS. De specificiteit van de theorie wordt ook in vraag gesteld aangezien kinderen met andere beperkingen ook falen op deze taak. Tager-Flusberg (2007) haalt tenslotte enkele andere verklaringen aan waarom kinderen met ASS niet slagen op een false belief taak. Het slagen op een false belief taak kan gelinkt worden aan executieve functies zoals plannen, inhibitiecontrole, werkgeheugen en flexibiliteit. Dit zijn net elementen die over het algemeen voor kinderen met ASS moeilijk zijn, wat het slagen op een false belief test bemoeilijkt (Pellicano, 2007). Er is ook een correlatie tussen taalontwikkeling en goed presteren op de test. Zo zijn semantische en grammaticale kennis de beste voorspellers voor een succesvolle taak (Happé, 1995). Intelligentie heeft tevens een invloed op de theory of mind ontwikkeling (Ibanez, Huepe, Gempp, Gutierrez, Rivera-Rei, & Toledo, 2013). Gliga et al. (2013) daarentegen besluit dat het presteren op een theory of mind taak onafhankelijk is van algemeen IQ. Mensen met ASS die slagen op de test, activeren hersengebieden die geassocieerd worden met algemene probleemoplossingsvaardigheden, terwijl mensen zonder ASS hiervoor gebieden in de mediale prefrontale cortex en de temporopariëtale junctie activeren. Mensen 9
met ASS die wel slagen op een false belief test, activeren hiervoor dus andere hersengebieden (Frith & Frith, 2003).
Ontwikkeling van theory of mind. Theory of mind is een vaardigheid die zich geleidelijk aan ontwikkelt gedurende de eerste 4 levensjaren (Astington & Barriault, 2001; Perner & Lang, 1999; Wellman et al., 2001; Wimmer & Weichbold, 1994). Er worden hierbij enkele belangrijke voorlopers beschreven, zoals imitatie, joint attention en doen-alsof-spel (Charman et al., 2000). De voorloper imitatie wordt door Tomasello, Kruger, en Ratner (1993) gezien als herhaling van bewegingen, gelaatsuitdrukkingen of actie van de andere, die al dan niet identiek is aan hetgeen de andere doet. Imitatie is reeds aanwezig vanaf een paar uur na de geboorte en na ongeveer 6 weken is ook uitgestelde imitatie mogelijk. Imitatie heeft een functie binnen de theory of mind want op basis van imitatie, uitgestelde imitatie en het geïmiteerd worden door anderen, leren kinderen over de mentale toestanden van anderen (Warreyn & Roeyers, 2006). Bij kinderen met ASS zijn er significant verminderde imitatievaardigheden (Rogers, Hepburn, Stackhouse, & Wehner, 2003). Joint attention is een belangrijke vaardigheid voor de vroege sociale ontwikkeling van het kind en om later de mentale toestand van de andere te begrijpen (Charman et al., 2000). Tussen de 6 en de 18 maanden verschijnt en verbetert de joint attention en de actieve deelname hieraan van het kind (Flom, Deák, Phill, & Pick, 2004). Bij kinderen met ASS is er zowel minder initiatie van joint attention als verminderde reactie op joint attention (Pérez, Comi, Gonzalez, & Nieto, 2007). Het doen-alsof-spel is een ongestructureerde, vrije spelsituatie waarbij het kind het hier-en-nu een fantasierijke invulling geeft of net aan de hand van zijn verbeelding poogt de werkelijkheid na te spelen (Charman & Baron-Cohen, 1997). Wanneer kinderen doen-alsof-spel vertonen, tonen zij aan dat ze een onderscheid kunnen maken tussen het object en de gedachten over het object (Astington & Edward, 2010). Beginnend doen-alsof-spel is een vaardigheid die zich ontwikkelt tussen de 17 en 20 maanden (Warreyn & Roeyers, 2006). Kinderen met ASS hebben moeilijkheden met de spontane productie van doen-alsof-spel, wat merkbaar is in een verminderde intentie tot doen-alsof-spel in ongestructureerde omgevingen (Jarrold, 2003). Op de leeftijd van 4 jaar begrijpen typisch ontwikkelende kinderen false beliefs. Bij kinderen met ASS zijn er niet enkel moeilijkheden met de voorlopers van de theory of mind, maar zijn er ook deficieten in de theory of mind zelf merkbaar (Astington & Barriault, 2001).
10
Onderzoek naar theory of mind Standaard false belief taken. Om te onderzoeken of een kind theory of mind ontwikkeld heeft, worden false belief taken afgenomen. Wanneer kinderen falen op de test, wordt geconcludeerd dat er een deficit is in de theory of mind. Baron-Cohen, Leslie, en Frith (1985) maakten als eerste de verbinding tussen ASS en theory of mind met de ‘Sally en Anne test’. Sally legt hierbij haar bal in het mandje en gaat weg. Tijdens de afwezigheid van Sally verplaatst Anne de bal van het mandje naar de doos. Er wordt dan gevraagd aan het kind waar Sally haar bal zal zoeken als ze terugkomt. Sally heeft hierbij een false belief over de locatie van de bal en wanneer er geen inzicht in de false belief aanwezig is, zal de vraag verkeerd beantwoord worden (Houston-Price et al., 2011). De theory of mind hypothese haalt, zoals gezegd, aan dat het voor kinderen met ASS moeilijk is om te beseffen dat anderen anders denken dan zijzelf. Dit zorgt ervoor dat kinderen met ASS niet slagen op deze test (BaronCohen, 2001). Bij deze standaard false belief taken kunnen echter enkele opmerkingen worden gemaakt. Op basis van het falen van kinderen jonger dan 4 jaar op deze taken concluderen bepaalde onderzoekers dat kinderen een false belief ontwikkelen rond de leeftijd van ongeveer 4 jaar (Baron-Cohen, 2001; Perner & Lang, 1999; Steerneman, Meesters, & Muris, 2003; Wimmer & Weichbold, 1994). Onishi en Baillargeon (2005) stellen echter dat kinderen jonger dan 4 jaar falen op een verbale false belief taak, zoals de Sally en Anne test, omwille van de taalkundige eisen eigen aan de test. Een andere verklaring voor het falen op de standaard false belief test is het onderscheid tussen enerzijds uitgelokte respons taken, waarbij aan kinderen een directe vraag gesteld wordt over iemand zijn false belief en anderzijds spontane (impliciete) respons taken, waarbij het begrip in false belief afgeleid wordt op basis van het gedrag dat het kind stelt (Baillargeon, Scott, & He, 2010). De uitgelokte respons taken veronderstellen 3 processen. Als eerste een false belief voorstelling waarbij het kind zich een voorstelling moet maken van de false belief van de ander. Het tweede proces is die van de responsselectie. Kinderen moeten toegang krijgen tot hun false belief voorstelling om een respons te kunnen selecteren. Respons-inhibitie is het laatste proces dat veronderstelt dat kinderen bij het selecteren van een respons hun neiging om te antwoorden vanuit hun eigen kennis, moeten onderdrukken. Deze drie processen en het feit dat de connectie tussen de hersengebieden die noodzakelijk is voor deze processen onrijp is, zorgen ervoor dat de taak voor kinderen jonger dan 4 jaar van een hoge moeilijkheidsgraad is. De spontane respons taken veronderstellen slechts één van deze processen, namelijk het proces van de false belief 11
voorstelling. Dit zorgt ervoor dat deze false belief taken van een niveau zijn dat haalbaar is voor kinderen die jonger zijn dan 4 jaar (Baillargeon et al., 2010). Door dus deze verbale en uitgelokte false belief taken te vervangen door impliciete false belief taken, ontstaat er een nieuwe kijk op de vroege ontwikkeling van de theory of mind bij kinderen. Twee taakdesigns hanteren deze impliciete opzet, namelijk de ‘violation-ofexpectation’ methode en de ‘anticipatory-looking test’.
Violation-of-expectation methode. Bij deze methode kijkt het kind naar twee testgebeurtenissen. De eerste is een consistente gebeurtenis. Dit is een gebeurtenis die overeenkomt met de verwachting. De tweede gebeurtenis is een inconsistente gebeurtenis. Dit is een gebeurtenis die niet strookt met de verwachtingen en dus onverwacht is (Wang, Baillargeon, & Brueckner, 2004). Door gebruik te maken van de ‘violation-of-expectation’ methode werd duidelijk dat kinderen langer kijken naar een gebeurtenis wanneer die niet in overeenstemming is met hun verwachtingen. Wanneer bijvoorbeeld een persoon een false belief heeft dat een voorwerp in de groene doos zit en hij grijpt naar de gele doos, dan zal het kind langer kijken. Dit is reeds merkbaar vanaf de leeftijd van 15 maanden (Baillargeon, Scot, & He, 2010). Dit toont aan dat typisch ontwikkelende kinderen op jonge leeftijd inzicht hebben in de fysieke wereld en ze een voorspelling maken van het gedrag van de andere, al dan niet gebaseerd op een false belief (Schlesinger & Casey, 2004).
Anticipatory-looking test. Clements en Perner (1994) vonden ook dat kinderen jonger dan 4 jaar slagen op impliciete false belief taken, zoals de anticipatory-looking test. Een verbale anticipatory-looking test is gelijkaardig aan een standaard false belief taak, maar in plaats van een expliciete vraag te stellen aan het kind zoals ‘Waar zal het kind zoeken?’ wordt gezegd ‘Ik vraag me af waar ze zou zoeken’. Volgend op deze aanwijzing werd het kijkgedrag van het kind onderzocht. Hierbij werd duidelijk dat typisch ontwikkelende kinderen tussen 29 en 49 maanden kijken naar de juiste plaats (Song, Onishi, Baillargeon, & Fisher, 2010). Kinderen tonen in hun anticiperend kijkgedrag begrip in de overtuiging van het verhaalpersonage, nog voor ze juist kunnen antwoorden op verbale vragen (Garnham & Ruffman, 2001). Er is evidentie dat de impliciete theory of mind voorafgaat aan de expliciete theory of mind (Garnham & Ruffman, 2001; Schuwerk, Vuori, & Sodian, 2014). Gliga et al. (2013) maakten gebruik van een non-verbale en spontane anticipatory-looking test en registreerden de oogbewegingen van 3 jaar oude siblings van kinderen met ASS en een 12
laag-risico groep gedurende het bekijken van een video aan de hand van eye-tracking. Er wordt hierbij dus nagegaan of het kind kijkt in de richting waar de persoon in de video op zoek zal gaan naar het voorwerp, zonder dat er een vraag gesteld wordt. Onderzoek suggereert dat dit geanticipeerd kijken bij typisch ontwikkelende kinderen reeds aanwezig is vanaf de leeftijd van 7 maanden (Kovács, Teglas, & Endress, 2010). Bij de studie van Gliga et al. (2013) werd verwacht dat de groep siblings minder goed scoort bij een anticipatory-looking test. De resultaten van deze test toonden aan dat alle siblings, ook diegene die later typisch ontwikkelen, de taak moeilijk vonden. Siblings, zowel diegene die later de diagnose ASS kregen, het breder autisme fenotype hebben of typisch ontwikkelen, scoorden niet beter dan op basis van kans verwacht werd. Siblings die later typisch ontwikkelden, scoorden echter intermediair. De laag-risico groep slaagde in de anticipatory-looking test (Gliga et al., 2013). Senju (2013) vond dat hoog functionerende adolescenten en volwassenen met ASS niet spontaan false belief toeschrijven aan anderen. Opvallend hierbij is dat deze groep de false belief wel toeschrijft aan anderen wanneer er een expliciete instructie is om dit te doen. Er is dus, volgens Senju (2013), een deficit in de spontane theory of mind bij hoog functionerende adolescenten en volwassenen met ASS. Tevens is er ook bij kinderen met ASS meer kans dat ze een correct verbaal antwoord geven dan wanneer hun anticiperend kijkgedrag bekeken wordt wanneer verwacht wordt iemand zijn voorkeur af te leiden (Senju, Southgate, White, & Frith, 2009).
Het bovenstaande toont aan dat er wetenschappelijke evidentie is voor een beginnende theory of mind in het tweede levensjaar bij typisch ontwikkelende kinderen. Deze evidentie is gebaseerd op impliciete, non-verbale respons taken, zoals violation-of-expectation en anticipatory-looking taken. Wanneer deze taken gebruikt worden, kunnen kinderen in het tweede levensjaar reeds false beliefs toeschrijven aan anderen (Baillargeon et al., 2010). Kinderen met ASS falen op de verbale false belief taken en er wordt verwacht dat zij ook falen op de impliciete false belief taken (Onishi & Baillargeon, 2005). Hiervoor werd reeds enige evidentie gevonden (Senju et al., 2010; Gliga et al., 2013). Aangezien deze impliciete testen op een jongere leeftijd afgenomen kunnen worden, zijn ze een belangrijk aangrijpingspunt om inzicht te verkrijgen in de perspectiefneming van jonge siblings. Hier wordt in de probleemstelling verder op ingegaan.
13
Probleemstelling Autismespectrumstoornis (ASS) is een ontwikkelingsstoornis waarnaar, gezien de hoge prevalentie en de levenslange impact op het dagelijks functioneren, veel onderzoek gedaan wordt. Omwille van de positieve gevolgen van een vroege interventie, is er in recent onderzoek grote belangstelling voor het vroege ontwikkelingsprofiel van kinderen met ASS met als doel op een vroegere leeftijd dan 3 jaar een diagnose te kunnen stellen en gepaste ondersteuning te voorzien (Bryson et al., 2007; Dawson, 2008). Gezien het belang van vroegdetectie kunnen de impliciete false belief taken een belangrijke rol spelen in het onderzoeken van moeilijkheden waar kinderen met ASS mee te maken kunnen hebben. Met dit taakdesign kunnen moeilijkheden op vlak van theory of mind ontwikkeling namelijk gedetecteerd worden in het tweede levensjaar (Senju, 2009). Met deze masterproef pogen we bij te dragen aan het onderzoek naar de vroege theory of mind ontwikkeling van kinderen met het oog op het vinden van vroege voorlopers die rode vlaggen kunnen zijn voor een diagnose ASS. Dit aan de hand van een vergelijking tussen een risicogroep, zoals siblings van kinderen met ASS, en een laag-risico groep, broers/zussen van typisch ontwikkelende kinderen. Bij dit onderzoek kunnen enkele interessante hypotheses opgesteld worden. 1) Zijn er significante verschillen merkbaar tussen de theory of mind ontwikkeling van een groep siblings van kinderen met ASS en de laag-risico groep? Hierbij kan een vroege voorloper van de theory of mind, namelijk joint attention, onderzocht worden aan de hand van de Early Social Communication Scales (ESCS) en kan er een onderverdeling gemaakt worden in het initiëren van joint attention, het reageren op joint attention en het initiëren van een gedragsvraag. De theory of mind wordt getest aan de hand van een anticipatory-looking test (Gliga et al., 2013). 1a) Er wordt verwacht dat de siblings minder joint attention initiëren en minder reageren hierop en tevens minder gedragsvragen initiëren dan de laag-risico groep (Pérez et al., 2007). 1b) Er wordt verwacht dat de hoog risico groep, namelijk de siblings, slechter scoort op de anticipatory-looking test dan kinderen uit de laag-risico groep (Gliga et al., 2013). 1c) Is er een verband tussen de vroege joint attention ontwikkeling en het slagen op een anticipatory-looking test? Er wordt verwacht dat kinderen met een goede 14
joint attention ontwikkeling meer dan kinderen met een slechte joint attention ontwikkeling slagen op de anticipatory-looking test aangezien joint attention een belangrijke vaardigheid is om de mentale toestand van anderen te begrijpen (Charman et al., 2000).
2) Vervolgens kan het mogelijke verband nagegaan worden tussen de Autisme Diagnostisch Observatie Schema (ADOS; Lord et al., 1989) en het al dan niet slagen op de impliciete false belief taak. 2a) Er wordt verwacht dat kinderen die hoog scoren op de ADOS en dus een hoger risico vertonen op het krijgen van de diagnose ASS in vergelijking met kinderen met een lage ADOS-score, een grotere kans hebben om te falen op de theory of mind taak. Moeilijkheden met theory of mind zijn immers intrinsiek aan kinderen met ASS waardoor er minder goede scores verwacht worden (Astington & Barriault, 2001).
3) Als laatste wordt getest of er een verband is tussen het al dan niet slagen op de impliciete false belief test en andere gebieden. Zo kan bijvoorbeeld onderzocht worden of het slagen op een false belief test gelinkt is aan een hogere taalontwikkeling en/of cognitieve ontwikkeling. Deze taalontwikkeling wordt gemeten aan de hand van de Nederlandse Communicative Development Inventory (N-CDI; Zink & Lejaegere, 2002). De cognitieve ontwikkeling wordt gemeten aan de hand van de Mullen Ontwikkelingstest (Mullen Scales of Early Learning; MSEL; Mullen, 1995; MOT1-68; Ankersmit, 2006).
3a) De hypothese hierbij is dat kinderen die een betere taalontwikkeling hebben, beter zullen anticiperen bij de impliciete false belief taak. De hypothese kan ook omgekeerd gesteld worden: een minder goede taalontwikkeling leidt tot minder anticipatie bij de impliciete false belief taak (Happé, 1995; Milligan, Astington, & Dack, 2007). 3b) Bij de cognitieve ontwikkeling zijn er dezelfde verwachtingen, namelijk een betere cognitieve ontwikkeling leidt tot het beter doen op de impliciete false belief taak. Deze hypothese kan ook omgekeerd gesteld worden: een minder goede cognitieve ontwikkeling leidt tot minder anticipatie bij de impliciete false belief taak. (Ibanez et al., 2013)
15
Methode Steekproef De participanten van deze masterproef nemen deel aan een longitudinaal onderzoek van de vakgroep Experimenteel-klinische en Gezondheidspsychologie dat goedgekeurd is door de ethische commissie van de faculteit Psychologie en Pedagogische Wetenschappen (FPPW). Bij dit onderzoek wordt het sociaal functioneren van siblings van kinderen met ASS en een laag-risico groep, die bestaat uit kinderen met een typisch ontwikkelende broer of zus, onderzocht gedurende de eerste drie levensjaren op vijf verschillende leeftijden. De rekrutering van de controlekinderen verliep via een samenwerking met Kind & Gezin, waarbij de gezinnen die een kindje kregen in december 2012 en maart 2013 en in OostVlaanderen wonen, een folder opgestuurd kregen met informatie omtrent het onderzoek. De siblings werden gecontacteerd via thuisbegeleidingsdiensten, revalidatiecentra of het Centrum voor Ontwikkelingsstoornissen. Omdat de siblings een oudere broer of zus hebben, is het belangrijk dat de kinderen uit de laag-risico groep ook een oudere broer of zus hebben om ervoor te zorgen dat het al dan niet hebben van een oudere broer of zus geen significante invloed heeft (Ozonoff et al., 2011). In het totaal bestaat de steekproef uit 57 participanten. Er zijn 37 controlekinderen, waarvan 20 jongens en 17 meisjes, en 20 siblings, waarvan 10 jongens en 10 meisjes (zie Tabel 1). Een chikwadraattoets toont aan dat er geen significant verschil is voor geslacht (χ²(1)=0.09, p=.77). Er is met andere woorden geen significant verschil in de verhouding jongens/meisjes tussen beide groepen. Op de leeftijd van 10 maanden zijn er 37 controlekinderen en 19 siblings. Op de leeftijd van 14 maanden zijn dit 35 controlekinderen en 17 siblings. Op de leeftijd van 24 maanden zijn er 29 controlekinderen en 13 siblings. De kinderen werden onderzocht op een leeftijd die zo dicht mogelijk bij 10, 14 en 24 maanden lag. Tabel 1 geeft een overzicht van de gemiddelde leeftijd voor de laag-risico groep en de siblings op de verschillende onderzoeksmomenten. Een one-way ANOVA toont aan dat er een significant verschil is voor leeftijd wanneer de siblings op 10 maanden vergeleken worden met de controlekinderen (F(1,55)=4.09, p=.05). Voor leeftijd op 14 maanden is er geen statistisch significant verschil tussen de groepen (F(1,51)=1.45, p=.23). Voor de leeftijd van 24 maanden is er een significant verschil tussen de laag-risico groep en de siblings (F(1,41)=16.09, p=.00).
16
Tabel 1 Overzicht verhouding jongens/meisjes en gemiddelde leeftijd in maanden
Laag-risico groep 10 maanden
14 maanden
Siblings 24 maanden
10 maanden
14 maanden
24 maanden
Geslacht Jongen
20
19
17
10
8
5
Meisje
17
16
12
9
9
8
Totaal
37
35
29
19
17
13
M
10.03
14.25
23.98
10.34
14.45
24.85
SD
0.50
0.49
0.62
0.60
0.65
0.73
Leeftijd
Noot. M=gemiddelde, SD=standaarddeviatie
In Tabel 2 wordt er een overzicht gegeven van de ontwikkelingsindex voor de leeftijd van 10 en 14 maanden voor de laag-risico groep en de siblings. Aan de hand van een one-way ANOVA werd nagegaan of er een significant verschil is tussen beide groepen op vlak van de ontwikkelingsindex. Het verschil tussen beide groepen op de leeftijd van 10 maanden voor de ontwikkelingsindex is niet significant (F(1,51)=2.21, p=.14). Op de leeftijd van 14 maanden is er een significant verschil tussen beide groepen op vlak van de ontwikkelingsindex (F(1,47)=5.32, p=.03).
Tabel 2 Ontwikkelingsindex Mullen Laag-risico groep
Sibling
ANOVA
M
SD
M
SD
10 maanden
117.63
10.74
111.89
17.39
F(1,51)=2.21
14 maanden
105.39
10.07
97.33
13.50
F(1,47)=5.32*
Noot. *p≤.05
17
Instrumenten Mullen Ontwikkelingstest. Om het cognitief functioneren van kinderen van 1 tot 68 maanden na te gaan, wordt gebruik gemaakt van de Mullen Ontwikkelingstest (Mullen Scales of Early Learning; MSEL; Mullen, 1995; MOT1-68; Ankersmit, 2006). Hierbij worden de visuele, motorische en taalvaardigheden van het kind beoordeeld door gebruik te maken van 5 schalen: grove motoriek, visuele perceptie, fijne motoriek, taalbegrip en taalproductie. De schaal ‘grove motoriek’ wordt gebruikt voor kinderen tot de leeftijd van 33 maanden. De andere 4 schalen, ook wel de ‘cognitieve schalen’ genoemd, worden afgenomen tot de leeftijd van 68 maanden. Er is tevens een ‘algemene cognitie’ schaal, die gebaseerd is op de T-scores van de 4 cognitieve schalen. De gestandaardiseerde test wordt individueel afgenomen door een getrainde professional. De afnametijd varieert naargelang de leeftijd van het kind tussen de 25 en 60 minuten. Deze test wordt binnen dit onderzoek afgenomen bij kinderen van 10 en 14 maanden (Ankersmit, 2006).
Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS). De Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS-2; Lord et al., 1989) is een semi-gestructureerde, gestandaardiseerde spelobservatie die verschillende situaties aanreikt om de verbeelding, het symbolisch spel en het sociale en communicatieve gedrag van kinderen en volwassenen te observeren. Tevens is er hierbij een observatie van repetitief gedrag en interesses. De ADOS wordt als een gouden standaard beschouwd op het vlak van diagnosestelling van ASS en wordt dus gebruikt wanneer er een vermoeden is van ASS (Molloy, Murray, Mitchell, & ManningCourtney, 2011). Dit instrument maakt een indeling op vlak van ontwikkelingsleeftijd en taalontwikkeling waardoor er vijf modules bekomen worden. Op de leeftijd van 14 en 24 maanden wordt de ADOS-Toddler module (ADOS-T) afgenomen bij de kinderen. Een totaalscore op de ADOS-T tussen 0 en 9 betekent dat er weinig tot geen bezorgdheden zijn omtrent de ontwikkeling van het kind. Een score tussen de 10 en de 13 wijst op milde tot matige bezorgdheid. Een score hoger dan 14 duidt op matige tot ernstige bezorgdheid omtrent de ontwikkeling van het kind (Lord et al., 1989). Ook hier wordt de test individueel afgenomen door een getrainde volwassene.
Early Social Communication Scales (ESCS). De Early Social Communication Scales (ESCS; Mundy et al., 2003) is gericht op het vroege sociaal-communicatieve gedrag van 18
kinderen tussen de 8 en 30 maanden. Er komen hierbij meerdere vaardigheden aan bod, maar binnen deze masterproef focussen we op het initiëren van joint attention (IJA), het reageren op joint attention (RJA) en het initiëren van gedragsvragen (IBR). IJA is de frequentie waarmee het kind zelf de aandacht van een persoon ergens wil op richten. RJA zijn de vaardigheden van het kind om de kijklijn en de wijsgebaren van de andere te volgen. IBR is bijvoorbeeld het gedrag dat een kind gebruikt om hulp te vragen om een object te verkrijgen (Mundy et al., 2003). De ESCS bevat 17 taken die beroep doen op deze bovenstaande vaardigheden. Zo is er onder andere een gaze following task waarbij de aandacht van het kind gevestigd wordt op vier verschillende posters door de naam te zeggen en te kijken in een bepaalde richting of te wijzen. Bij deze test is er een gestandaardiseerd protocol beschikbaar waarbij de manier waarop de taken afgenomen wordt, beschreven wordt (Salt et al., 2002). De ESCS wordt binnen dit onderzoek in verkorte versie afgenomen bij kinderen van 10 maanden.
Nederlandse Communicative Development Inventory (N-CDI). De taalontwikkeling van het kind wordt beoordeeld door de ouders aan de hand van de verkorte Nederlandse Communicative Development Inventory (N-CDI; Zink & Lejaegere, 2002). Dit is een selectie van de lange versie van de Nederlandse vertaling van de MacArthur-Bates Communicative Development Inventory (Fenson et al., 1993). Er zijn van deze vragenlijst drie versies beschikbaar, afhankelijk van de leeftijd van het kind. Voor kinderen van 8 tot en met 16 maanden kan er gebruik gemaakt worden van de N-CDI 1 die 103 woorden bevat. Deze wordt binnen deze masterproef gebruikt bij de kinderen van 10 maanden (Zink & Lejaegere, 2002). Bij de N-CDI wordt gepeild naar zowel taalbegrip (receptieve taal) als taalproductie (expressieve taal) (Fenson et al., 2000).
Eye-tracking. Eye-tracking is een techniek waarmee de oogbewegingen van het kind onderzocht worden. Aan de hand van deze techniek kan aangetoond worden waar in het visuele veld het kind op zoek is naar gedetailleerde informatie (Boraston & Blakemore, 2007). Door de oogbewegingen van het kind te volgen, wordt dus duidelijk waar de aandacht op gevestigd wordt. Dit kan informatie geven over hoe het kind iets waarneemt en wat zijn aandacht trekt (Duchowski, 2007). Binnen dit onderzoek wordt de Tobii T60 eye-tracker gebruikt om de anticipatory-looking taak af te nemen op 14 en 24 maanden (Tobii technology Inc. Stockholm, Zweden). Kinderen zitten tijdens deze taak op de schoot van hun ouder op een afstand van ongeveer 60 centimeter van het scherm. Het licht wordt gedimd en 19
het is belangrijk ervoor te zorgen dat het licht niet op de eye-tracker valt of in de ogen van het kind. Alvorens de stimuli aangeboden worden, wordt een 5-punts kalibratie uitgevoerd.
Impliciete false belief taak. Tijdens dit onderzoek wordt op 14 en 24 maanden dezelfde anticipatory-looking test gebruikt als die van Gliga et al. (2013). Bij deze taak zijn er als eerste twee familiarisatie trials. Tijdens deze familiarisatie trials reikt de actrice door een raampje naar een speelgoed-aardbei die respectievelijk links (eerste trial) en rechts (tweede trial) geplaatst is. Na een audiovisueel signaal (Figuur 1A), namelijk het oplichten van de ramen en het horen van een gong, steekt de actrice na 2.5 seconden haar arm door het raam en neemt de aardbei (Figuur 1B). Deze actrice draagt een pet zodat haar kijkrichting de richting van haar reiken van de hand niet zou verraden. Er wordt begonnen met deze familiarisatie trials zodat het kind beseft dat het doel van de actrice is om te reiken naar het voorwerp en om kinderen te leren dat wanneer het audiovisueel signaal gegeven wordt er daarna één van de twee ramen zal opengaan. Deze trials gaan na of het kind anticipeert (Gliga et al., 2013).
Figuur 1A
Figuur 1B
Audiovisueel signaal na tweede
Actrice reikt naar aardbei
Familiarisatie-taak (Gliga et al., 2013).
(Gliga et al., 2013).
Na de familiarisatie trials zijn er twee true belief trials (TB). Bij deze trials legt een aap in de vorm van een handpop zijn banaan links in een doos (eerste TB) en dan rechts in een doos (tweede TB). 2.5 seconden na het audiovisueel signaal, neemt de actrice de banaan uit de juiste doos (Figuur 2).
20
Figuur 2 Aap verstopt banaan in rechtse doos. Signaal wordt gegeven. Actrice neemt banaan uit rechtse door (Gliga et al., 2013).
Als laatste volgt er een false belief trial (FB). Bij dit onderdeel steekt de aap de banaan in een doos terwijl de actrice kijkt. Vervolgens gaat de telefoon en terwijl de actrice niet kijkt, steekt de aap de banaan in de andere doos (Figuur 3). Hierbij heeft de actrice dus een false belief.
Aap plaatst banaan in linkse doos
Aap verplaatst banaan naar rechtse doos
Aap neemt banaan mee
Signaal wordt gegeven.
Aap steelt banaan uit rechtse doos
FB bij actrice Figuur 3 False belief trial (Gliga et al., 2013).
21
Met deze trial wordt aan de hand van eye-tracking de differential looking score (DLS) berekend. Dit is een betrouwbare maat om het kijkgedrag van kinderen te analyseren. De waarde van DLS varieert tussen -1 (enkel kijken naar de niet correcte plaats) en 1 (enkel kijken naar de correcte plaats). Tevens wordt de richting van de eerste saccade geregistreerd (Senju, Southgate, White, & Frith, 2009). Bij de false belief trial wordt verwacht dat het kind naar de rechtse doos kijkt.
Procedure Indien ouders beslisten om deel te nemen aan het onderzoek, werden ze gecontacteerd om langs te komen in de faculteit Psychologie en Pedagogische Wetenschappen wanneer hun kind de leeftijd van 5 maanden had bereikt. Vervolgens werd het gezin ook uitgenodigd om deel te nemen aan het onderzoek op 10, 14, 24 en 36 maanden. Het onderzoek vond plaats in een onderzoekslokaal van de faculteit. De ouder ondertekende bij ieder contactmoment een informed consent en bleef gedurende het onderzoek bij het kind. Per specifieke leeftijd is er een gestandaardiseerd protocol beschikbaar waarin het onderzoek uitvoerig besproken wordt. Doorheen de verschillende onderdelen van het onderzoek werd het gedrag van het kind geobserveerd. Zo werd bijvoorbeeld gelet op gedeelde aandacht, oogcontact, sociale glimlach, motorisch functioneren, taalgebruik, enzoverder. Op basis van deze observaties en de onderzoeksresultaten werd een verslag opgemaakt, dat bezorgd werd aan de ouders. Er werd tevens informatie over het kind verzameld door vragenlijsten te laten invullen door de ouders. Zo werd informatie verkregen over de taalontwikkeling, de motoriek, het slaapgedrag en de ontwikkeling van het kind in het algemeen.
Het kind nam voor de derde keer deel aan het onderzoek tussen de leeftijd van 13 en 15 maanden. Op deze leeftijd werd het onderzoek opgesplitst in twee delen, die telkens ongeveer 1 uur en 15 minuten duurden. In het eerste deel werd een ERP-taak en de Mullen afgenomen en vond er een moeder-kind interactie plaats. In het tweede deel werd gestart met de impliciete false belief taak op de eye-tracker en daarna werd de ADOS afgenomen bij het kind. Op de leeftijd van 24 maanden waren er twee momenten van ongeveer 2 uur. Bij het eerste deel werd de Mullen afgenomen, werden helptaakjes gedaan en was er een spelmoment met de onderzoeker. Bij het tweede deel werden drie eye-tracking taken afgenomen, waarvan binnen dit onderzoek enkel de anticipatory-looking taak gebruikt zal worden. De ADOS-T werd tevens afgenomen en er vond een moeder-kind interactie plaats. 22
Statistische analyses Statistische analyses werden uitgevoerd aan de hand van SPSS (Statistical Package for the Social Science), versie 22.0. We spreken van een significant effect wanneer p≤.05 en van een trend of een marginaal significant effect wanneer de p-waarde tussen .05 en .10 ligt. Normaliteit van de data werd binnen deze masterproef getest met de Shapiro-Wilk toets. Indien groepsvergelijkingen niet parametrisch getoetst konden worden, werd er gekozen voor de non-parametrische Mann-Whitney U test. Een one-way ANOVA werd gebruikt om het verschil tussen de theory of mind ontwikkeling van de laag-risico groep en de siblings na te gaan. De Spearman’s rho werd gebruikt om verbanden tussen variabelen na te gaan aangezien de meeste variabelen niet voldeden aan de normaliteitsassumptie. Een correlatiecoëfficiënt van ongeveer .10 betekent een klein effect, vanaf .30 wordt van een medium effect gesproken en vanaf .50 en hoger wordt er gesproken van een groot effect. Bij de plaats van de eerste saccade werd het groepsverschil nagegaan aan de hand van een chikwadraattoets. Indien het kind als plaats van eerste saccade het gezicht had, werd vervolgens gekeken naar waar het kind nadien kijkt (links of rechts) omdat naar het gezicht kijken als neutraal beschouwd wordt. Bij de onderzoeksvraag over het verband tussen de scores op de ADOS-T en de theory of mind taak was het aanvankelijk de bedoeling om binnen de groep van de siblings een opsplitsing te maken tussen enerzijds kinderen die een hoog risico vertonen op ASS en kinderen die een laag risico vertonen op ASS. Bij de ADOS-T wordt er over milde, matige tot ernstige symptomen gesproken bij een score ≥ 10. Anderzijds is er een groep die geen atypische kenmerken vertoont en dus een typische ontwikkeling doorloopt. Dit komt overeen met een score <10. Binnen dit onderzoek werd de steekproef vergroot en werden de data van de controlekinderen mee in rekening gebracht. Bij deze steekproef is er slechts één participant die op de ADOS-T hoger of gelijk aan 10 scoort en waarvoor er reeds data beschikbaar zijn voor de false belief taak op 24 maanden. Daarom hebben we binnen deze masterproef de score op de ADOS-T als continu beschouwd.
23
Resultaten 1) Zijn er significante verschillen tussen de theory of mind ontwikkeling van de laagrisico groep en de siblings? Joint attention. Als eerste werd beschrijvend naar de verschillende elementen van joint attention gekeken. De gemiddelde scores worden weergegeven in Tabel 3. De Shapiro-Wilk test wees uit dat IJA zowel bij de controlekinderen (SW(35)=0.96, p=.22) als bij de siblings (SW(18)=0.97, p=.48) normaal verdeeld is. Een one-way ANOVA toonde aan dat er geen statistisch significant verschil is tussen de hoeveelheid IJA bij de laagrisico groep en de siblings (F(1,52)=1.15, p=.29). IBR is echter niet normaal verdeeld bij beide groepen (controlekinderen: SW(35)=0.92, p=.01; siblings: SW(18)=0.88, p=.02). Als laatste zijn beide elementen van RJA niet normaal verdeeld binnen beide groepen (laag-risico groep ‘volgen van de blik’: SW(35)=0.83, p=.00; laag-risico groep ‘reageren op wijzen’: SW(35)=0.86, p=.00; siblings volgen van de blik: SW(18)=0.82, p=.00). Het reageren op wijzen bij de siblings is wel normaal verdeeld (SW(18)=0.06, p=.06). Mann-Whitney U tests werden uitgevoerd om te bepalen of er verschillen zijn in de scores voor IBR en RJA tussen de laag-risico groep en de siblings. De hoeveelheid IBR is gelijk tussen beide groepen (U=311.50, p=.95). Het volgen van de kijklijn van de onderzoeker (RJA) is gelijk voor de laag-risico groep en de siblings (U=315.50, p=.99). Als laatste is de hoeveelheid van het volgen van de wijsgebaren van de onderzoeker (RJA) voor beide groepen gelijk (U=331.50, p=.74). In Tabel 3 wordt een overzicht gegeven van bovenstaande gegevens.
Anticipatory-looking test. Om inzicht te verkrijgen in het al dan niet slagen op de anticipatory-looking test, werd als eerste gekeken naar de plaats van de eerste saccade bij de false belief taak op 14 maanden. Bij deze taak zijn er 8 controlekinderen en 2 siblings. 4 van de 8 controlekinderen (50%) kijken na het geven van het audiovisueel signaal naar de juiste plaats. Bij de siblings is dit 1 op 2 (50%). Het verschil tussen beide groepen is niet statistisch significant (𝜒²(1)=0.00, p=1.00). Op de leeftijd van 24 maanden werd de false belief taak afgenomen bij 12 controlekinderen en 5 siblings. 7 van de 12 controlekinderen (58.33%) keken na het audiovisueel signaal naar de juiste plaats, terwijl er bij de siblings 3 van de 5 kinderen (60%) naar de juiste plaats keken. Dit verschil is tevens niet statistisch
24
significant (χ²(1)=0.00, p=.95). In Tabel 4 is er een overzicht van de plaats van de eerste saccade.
Tabel 3 Joint attention ontwikkeling van laag-risico groep en siblings op 10 maanden Laag-risico groep
Siblings
Mann-Whitney U
M
SD
MR
M
SD
MR
IJA
2.10
0.78
28.26
1.88
0.62
24.56
271.00
IBR
1.04
0.57
27.10
1.02
0.51
26.81
311.50
Poster blik
0.24
0.25
26.99
0.25
0.29
27.03
315.50
Poster wijzen
0.34
0.23
26.53
0.39
0.32
27.92
331.50
Noot. M=gemiddelde, SD=standaarddeviatie, MR=mean rank, IJA= initiëren joint attention, IBR= Initiëren van gedragsvragen
Tabel 4 Plaats eerste saccade Laag-risico groep 14 maanden
Siblings
24 maanden
14 maanden
24 maanden
Plaats eerste Saccade Links
4
5
1
2
Rechts
4
7
1
3
Chi-square (p-waarde)
0.00 (p=1.00)
0.00 (p=.95)
0.00 (p=1.00)
0.00 (p=.95)
Om de hypothese te toetsen dat de siblings minder goed scoren op de false belief taak dan de laag-risico groep werd ook gekeken naar de differential looking score (DLS). Er werd voldaan aan de assumpties van een one-way ANOVA. Aan de hand van deze test werd vastgesteld dat er geen significant verschil is tussen de groepen op vlak van DLS-score op de leeftijd van 14 maanden (F(1,10)=0.03, p=.96) en tussen de groepen op vlak van DLS-score op de leeftijd van 24 maanden (F(1,16)=0.12, p=.74). In Tabel 5 wordt een overzicht gegeven van de gemiddelde DLS-scores van de laag-risico groep en de siblings op 14 en 24 maanden.
25
Tabel 5 Gemiddelde DLS-Score en standaarddeviatie van de laag-risico groep en de siblings op 14 en 24 maanden. Laag-risico groep
Siblings
ANOVA
M
SD
M
SD
F(DF)
DLS 14 maanden
0.13
0.68
0.15
0.12
F(1,10)=0.03
DLS 24 maanden
0.15
0.54
0.04
0.76
F(1,16)=0.12
Correlatie joint attention ontwikkeling en slagen anticipatory-looking test. Deze correlatie werd nagegaan met de Spearman’s rho. Bij het volgen van de kijklijn van de onderzoeker (RJA) op 10 maanden is er een trend met DLS op de leeftijd van 14 maanden (rs(9)=0.58, p=.06). Dit is tevens een grote correlatie. Er is een grote correlatie tussen IBR op 10 maanden en DLS op de leeftijd van 14 maanden. Deze correlatie is statistisch significant (rs(9)=0.62, p=.04). Tussen de andere variabelen is geen significant verschil of trend op te merken.
2) Wat is het verband tussen de score op de ADOS-T op 14 en 24 maanden en de theory of mind taak op 14 en op 24 maanden? Sociale en communicatieve mogelijkheden. Als eerste werd onderzocht of de variabele groep een significant effect heeft op de scores op de ADOS-T. De gemiddelde scores en standaarddeviaties van beide groepen op de verschillende onderdelen van de ADOS-T worden in Tabel 6 weergegeven. Op de leeftijd van 14 maanden zijn er gegevens van 33 controlekinderen en 16 siblings. Op de leeftijd van 24 maanden zijn er gegevens van de ADOS-T voor 21 controlekinderen en 13 siblings. Aan de hand van een Mann-Whitney U test werd nagegaan of er een statistisch significant effect is van groep op de score op de ADOS-T. Hieruit blijkt dat de score voor communicatie en wederkerige sociale interactie (sociaal affect) op 14 maanden gelijk is tussen beide groepen (U=337.50, p=.11). De score voor beperkte en repetitieve gedragingen op 14 maanden is echter niet gelijk tussen beide groepen. Er is met andere woorden een statistisch significant verschil (U=367.50, p=.00) tussen de scores van de laag-risico groep en de siblings bij het onderdeel beperkte en repetitieve gedragingen op 14 maanden. De totaalscore op de ADOS-T op 14 maanden is tevens verschillend voor beide groepen (U=362.00, p=.04). Op de leeftijd van 24 maanden is de score op communicatie en 26
wederkerige sociale interactie (sociaal affect) niet gelijk voor beide groepen (U=215.50, p=.00). Op dezelfde leeftijd zien we een marginaal significant verschil tussen de score voor beperkte en repetitieve gedragingen voor beide groepen (U=188.00, p=.07). De totaalscore op de ADOS-T is niet voor beide groepen gelijk (U=218.00, p=.00).
Tabel 6 Scores op de ADOS-T Laag-risico groep
Siblings
Mann-Whitney U
M
SD
Min
Max
M
SD
Min
Max
SA
2.61
2.29
0.00
9.00
5.69
6.00
0.00
20.00
337.50
B&R
0.06
0.24
0.00
1.00
1.00
1.51
0.00
5.00
367.50*
Tot
2.67
2.25
0.00
9.00
6.69
6.42
0.00
23.00
362.00*
SA
1.90
0.59
0.00
11.00
6.38
1.52
0.00
20.00
215.50*
B&R
0.43
0.20
0.00
3.00
1.69
0.51
0.00
5.00
188.00**
Tot
2.33
0.71
0.00
14.00
8.08
1.84
0.00
24.00
218.00*
ADOS-T 14 maanden
ADOS-T 24 maanden
Noot. SA=Sociaal affectief gedrag, B&R=beperkt en repetitief gedrag, Tot=totaalscore, Min=minimum, Max=maximum, *p≤ .05, **p≤ .10
Vervolgens werd het verband onderzocht tussen de scores op de ADOS-T en het slagen op de false belief taak, gemeten aan de hand van de DLS-score. Het verband werd nagegaan met een Spearman’s rho. Hierbij zijn geen statistisch (marginaal) significante correlaties waar te nemen tussen de scores op de ADOS-T op 14 en 24 maanden en de DLS scores op 14 en 24 maanden.
3) Is er een correlatie tussen taalontwikkeling en/of cognitieve ontwikkeling en het al dan niet slagen op de impliciete false belief taak. Taalontwikkeling. Eerst werd onderzocht of de score op woordbegrip en woordproductie van de N-CDI op 10 en 14 maanden verschilt tussen de laag-risico groep en de siblings aan de hand van een Man-Whitney U test, aangezien de percentielscores van woordproductie op 10 maanden niet normaal verdeeld zijn binnen de laag-risico groep 27
(SW(32)=0.82, p=.00) en de siblings (SW(13)=0.79, p=.00) en woordbegrip op 10 maanden niet normaal verdeeld is binnen de laag-risico groep (SW(32)=0.89, p=.00). Op de leeftijd van 10 maanden zijn er data van de N-CDI voor 32 controlekinderen en 13 siblings. Op 14 maanden zijn er data voor 25 controlekinderen en 11 siblings. De gemiddelde score voor woordbegrip en woordproductie op 10 maanden is gelijk voor de laag-risico groep en de siblings (respectievelijk U=148.00, p=.13; U=201.50, p=.87). Op de leeftijd van 14 maanden is de score voor woordbegrip en woordproductie tevens gelijk voor beide groepen (respectievelijk U=147.00, p=.76; U=156.00, p=.54). Er werd een Spearman’s rho uitgevoerd om de correlatie tussen de N-CDI en de DLSscore na te gaan. Hierbij is er een trend merkbaar voor een verband tussen de percentielscore van woordproductie op 10 maanden en de DLS score op 14 maanden (p=.08). Er is tevens een sterke correlatie (rs(8)=0.58). Er is een sterke positieve correlatie tussen de percentielscores van woordproductie op 14 maanden en de DLS score op 14 maanden (rs(5)=0.67), die marginaal significant is (p=.10). Deze analyse toont tevens een sterke positieve correlatie tussen woordbegrip op 14 maanden en de DLS score op 14 maanden (rs(5)=0.75). Deze correlatie is statistisch significant (p=.05). Tabel 7 toont een overzicht van de scores van de Spearman’s rho. Tabel 7 Overzicht Spearman’s rho correlatiecoëfficiënt tussen N-CDI op 10 en 14 maanden en DLSscore op 14 en 24 maanden DLS-score 14 maanden
DLS-score 24 maanden
WP 10 maanden
0.58**
0.39
WB 10 maanden
0.54
0.12
WP 14 maanden
0.67**
0.12
WB 14 maanden
-0.75*
-0.29
Noot. WP=woordproductie, WB=woordbegrip, *p≤ .05, **p≤ .10
Cognitieve ontwikkeling. Aan de hand van een Mann-Whitney U test werd nagegaan of er een significante invloed is van de groep op de verschillende onderdelen van de Mullen op 10 en op 14 maanden. Op de leeftijd van 10 maanden zijn er data van de Mullen van 36 controlekinderen en 18 siblings. Op de leeftijd van 14 maanden zijn er data van 33 controlekinderen en 16 siblings. Er is een statistisch significant verschil voorde T-score op visuele perceptie op 14 maanden (U=167.00, p=.03) en voor de T-score op taalbegrip op 14 28
maanden (U=158.50, p=.02) tussen de laag-risico groep en de siblings. Er is een marginaal significant verschil voor de T-score op visuele perceptie op 10 maanden tussen de laag-risico groep en de siblings (U=223.00, p=.06). Tabel 8 geeft een overzicht van deze gegevens. Vervolgens werd de correlatie onderzocht tussen de cognitieve schalen van de Mullen op 10 en 14 maanden en de DLS-score op 14 en 24 maanden, die staat voor het al dan niet slagen op de false belief taak. Er zijn data voor de Mullen op 10 maanden en de DLS-score op 14 maanden voor 11 kinderen. Er zijn data van 16 participanten voor zowel de Mullen op 10 maanden en een DLS-score op 24 maanden. Bij 10 kinderen werd zowel de Mullen afgenomen op 14 maanden en is er een DLS-score op 14 maanden. Er zijn data voor 16 kinderen van zowel de Mullen op 14 maanden als de DLS-score op 24 maanden. De correlaties werden getest met een Spearman’s rho test. Er werd een sterke, positieve, significante correlatie waargenomen tussen taalproductie op 10 maanden en de DLS-score op 14 maanden (rs(9)=0.64, p=.03). Er is een trend merkbaar voor een verband tussen taalbegrip op 14 maanden en de DLS-score op 14 maanden (p=.06). Het verband tussen deze variabelen is sterk (rs(8)=0.62). Er is tevens een trend tussen de taalproductie op 14 maanden en de DLS-score op 14 maanden (p=.09). De samenhang tussen deze variabelen is sterk (rs(8)=0.57). In Tabel 9 wordt een overzicht gegeven van de scores van de Spearman’s rho.
29
Tabel 8 Groepsgemiddelden onderdelen Mullen en de Mann-Whitney U test Laag-risico groep Mullen
Siblings
Mann-Whitney U
M
SD
MR
M
SD
MR
Grove motoriek
45.89
9.98
29.88
41.56
12.12
22.75
238.50
Fijne motoriek
62.71
7.46
28.96
59.67
10.91
23.19
246.50
Visuele perceptie
61.47
8.39
30.31
55.28
11.50
21.89
223.00**
Taalbegrip
54.28
6.93
29.04
50.61
12.93
24.42
268.50
Taalproductie
57.28
8.41
27.88
57.22
10.89
26.75
310.50
Grove motoriek
49.61
13.70
25.39
47.50
15.95
24.19
251.00
Fijne motoriek
60.24
5.57
26.80
56.50
7.65
21.28
204.50
Visuele perceptie
55.06
8.53
28.59
49.81
9.16
18.94
167.00*
Taalbegrip
43.30
8.80
28.20
37.81
9.41
18.41
158.50*
Taalproductie
50.64
6.93
26.14
48.25
7.37
22.66
226.50
10 maanden
14 maanden
Noot. M=gemiddelde, SD=standaarddeviatie, MR=mean rank, *p≤ .05, **p≤ .10
Tabel 9 Spearman’s rho correlatiecoëfficiënt tussen elementen van de Mullen en de DLS-score DLS-score 14 maanden
DLS-score 24 maanden
Fijne motoriek
-0.11
-0.09
Visuele perceptie
0.06
0.22
Taalbegrip
0.50
0.08
Taalproductie
0.64*
0.04
Fijne motoriek
-0.23
-0.09
Visuele perceptie
-0.27
-0.28
Taalbegrip
0.62**
-0.22
taalproductie
0.57**
-0.05
Mullen 10 maanden
14 maanden
Noot. *p≤ .05, **p≤ .10
30
Discussie Deze masterproef maakt deel uit van een longitudinaal onderzoek waarbij de vroege theory of mind ontwikkeling onderzocht wordt bij een laag-risico groep, dit zijn kinderen met een typisch ontwikkelende broer of zus, en een groep siblings, dit zijn kinderen met een broer of zus met ASS. Binnen deze masterproef werd de vroege ontwikkeling van deze groepen vergeleken met als doel mogelijke rode vlaggen te identificeren die voorlopers kunnen zijn van een diagnose ASS. Deze masterproef poogde een antwoord te geven op een aantal hypothesen waarbij er werd gefocust op de joint attention ontwikkeling bij beide groepen, het verband tussen de ADOS-T en de DLS-score en de samenhang tussen de taalontwikkeling en cognitieve ontwikkeling enerzijds en het al dan niet slagen op een anticipatory-looking taak anderzijds. In deze discussie zullen de resultaten van deze analyses besproken worden en theoretische en klinische implicaties gegeven worden. Vervolgens wordt er verder ingegaan op de sterktes en beperkingen van deze studie en worden er suggesties gedaan voor toekomstig onderzoek. Bespreking en interpretatie van de onderzoeksresultaten Bij de eerste hypothese werd het mogelijke verschil voor de theory of mind ontwikkeling tussen de laag-risico groep en de siblings nagegaan. Hierbij werd gefocust op een voorloper van de theory of mind, namelijk joint attention. Er werd verwacht dat de siblings op de leeftijd van 10 maanden minder joint attention initiëren (IJA), minder reageren hierop (RJA) en tevens minder gedragsvragen initiëren (IBR) dan de laag-risico groep (Pérez et al., 2007). Binnen dit onderzoek werd geen groepsverschil gevonden in de joint attention ontwikkeling. De hoeveelheid IJA, RJA en IBR zijn namelijk gelijk tussen de laag-risico groep en de siblings op de leeftijd van 10 maanden, waardoor de hypothese niet bevestigd kan worden. Een mogelijke verklaring is dat tussen de 6 en 18 maanden joint attention en de actieve deelname hieraan verschijnt en verbetert (Flom, Deák, Phill, & Pick, 2004). In de review van Zwaigenbaum, Bryson, en Garon (2013) wordt uit prospectief onderzoek met siblings, verminderde RJA gezien als een sterke predictor voor een diagnose ASS. Pas vanaf de leeftijd tussen 12 en 14 maanden werden er hierbij groepsverschillen waargenomen (Zwaigenbaum, Bryson, & Garon, 2013). Het is dus mogelijk dat het verschil tussen beide
31
groepen duidelijk wordt na de leeftijd van 10 maanden, de leeftijd waarop binnen dit onderzoek de ESCS afgenomen werd. De volgende hypothese is dat de siblings minder goed scoren op de anticipatorylooking test dan de kinderen uit de laag-risico groep (Gliga et al., 2013). De DLS-scores van de siblings op de anticipatory-looking test op 14 en 24 maanden zijn niet significant slechter dan die van de laag-risico groep. Kinderen met ASS falen op de verbale false belief taken en er wordt verwacht dat zij ook falen op de impliciete false belief taken (Onishi & Baillargeon, 2005). Hiervoor werd door Senju et al. (2010) en Gliga et al. (2013) reeds evidentie gevonden. Bij Gliga et al. (2013) werd exact dezelfde anticipatory-looking test gebruikt bij jonge siblings als binnen dit onderzoek. Er werd echter een grotere steekproef gebruikt, namelijk 47 siblings en 39 controlekinderen, terwijl er binnen dit onderzoek data zijn voor 2 siblings en 9 controlekinderen op de leeftijd van 14 maanden en 5 siblings en 12 controlekinderen op de leeftijd van 24 maanden. Dit is een mogelijke verklaring voor het feit dat het minder goed scoren van de siblings op de anticipatory-looking test niet bevestigd kon worden binnen dit onderzoek. Er werd binnen dit onderzoek dus geen evidentie gevonden voor problemen met een impliciete false belief taak binnen een groep kinderen die een verhoogd risico hebben op ASS. Als laatste werd de correlatie tussen de joint attention ontwikkeling en het slagen op de anticipatory-looking test onderzocht. Er werd hierbij een positieve correlatie verwacht, namelijk een betere joint attention op 10 maanden leidt tot een betere DLS-score (Charman et al., 2000). Deze hogere DLS-score duidt op meer anticipatorisch kijken en dus een beter inzicht in een impliciete false belief. Binnen dit onderzoek werd er een sterke, positieve correlatie gevonden tussen het initiëren van gedragsvragen op 10 maanden en de DLS-score op de leeftijd van 14 maanden. Het meer initiëren van gedragsvragen gaat dus samen met een hogere DLS-score op 14 maanden en een beter inzicht in een impliciete false belief. Er is vervolgens een trend merkbaar tussen het volgen van de kijklijn van de onderzoeker (RJA) op 10 maanden en de DLS-score op 14 maanden. Tussen deze variabelen is er een sterke positieve correlatie. Dit betekent dat wanneer kinderen een hogere score behalen op het volgen van de kijklijn van de onderzoeker, dit sterk samenhangt met een hogere DLS-score op 14 maanden en er dus een beter inzicht is in een impliciete false belief. Joint attention wordt gezien als een belangrijke vaardigheid voor de vroege sociale ontwikkeling van het kind om later de mentale toestand van de andere te begrijpen (Charman et al., 2000). Binnen dit onderzoek zien we dit
32
verband ook terug tussen het volgen van de kijklijn van de onderzoeker (RJA) en het initiëren van gedragsvragen (IBR). Bij deze hypothese moet in het algemeen rekening gehouden worden met een significant verschil van leeftijd tussen beide groepen op de leeftijd van 10 en 24 maanden. De bevindingen kunnen dus toe te schrijven zijn aan het verschil in leeftijd. Vervolgens werd het verband tussen de score op de ADOS-T en de anticipatorylooking test nagegaan. Als eerste werd hierbij het groepsverschil voor de scores op de ADOST nagegaan. Dit groepsverschil is op de leeftijd van 14 maanden merkbaar bij de schaal ‘beperkt en repetitief gedrag’ en bij de totaalscore op de ADOS-T. Hier zijn statistisch significante verschillen tussen de scores van de laag-risico groep en de siblings. Op de leeftijd van 24 maanden is er een statistisch significant verschil voor de scores op ‘communicatieve en wederkerige sociale interactie’ en de totaalscore op de ADOS-T tussen beide groepen. Wanneer vervolgens het verband onderzocht werd tussen de scores op de ADOS-T op 14 en 24 maanden en het al dan niet slagen op de anticipatory-looking test, gemeten aan de hand van de DLS-score op 14 en 24 maanden, konden er geen statistisch significante correlaties aangetoond worden. Een score van 10 en hoger op de ADOS-T betekent dat er milde tot matige (score 10-13) tot matige-ernstige (score ≥14) symptomen zijn die wijzen op ASS. Hoe hoger de score op de ADOS, hoe meer symptomen er wijzen in de richting van ASS. Hierbij zou dan een lagere DLS-score verwacht worden want deze wijst op het minder goed/niet geanticipeerd kijken bij de anticipatory-looking test. Volgens Astington en Barriault (2001) zijn moeilijkheden met false belief een intrinsiek kenmerk van kinderen met ASS. Binnen dit onderzoek konden we dit verband echter niet terugvinden. We zien wel dat het reeds mogelijk is om bij de score op beperkt en repetitief gedrag en bij de totaalscore van de ADOS-T op 14 maanden een verschil te zien tussen de laag-risico groep en de siblings. Mogelijks kan de ADOS-T op 14 maanden toch reeds enig inzicht brengen in het vroege ontwikkelingspatroon van kinderen. Als laatste werd de correlatie nagegaan tussen de taalontwikkeling en cognitieve ontwikkeling en het al dan niet slagen op de impliciete false belief taak. Eerst werd toegespitst op de taalontwikkeling. Groepsverschillen voor de scores op de N-CDI werden hierbij niet gevonden. De score voor woordbegrip en woordproductie op 10 en 14 maanden is gelijk tussen de laag-risico groep en de siblings. Dit is enerzijds tegengesteld aan de bevindingen van Zwaigenbaum et al. (2005) waarin er aan de hand van de CDI groepsverschillen gevonden werden op de leeftijd van 12 maanden voor taalbegrip. Anderzijds komt dit overeen met de 33
bevindingen van Zwaigenbaum et al. (2005) want hier werd geen groepsverschil gevonden voor woordproductie. Vervolgens werd de samenhang tussen de taalontwikkeling en de DLSscore nagegaan. Er kan gesteld worden dat een hogere score voor woordproductie op 10 en 14 maanden gepaard gaat met een hogere DLS-score op 14 maanden. Een hogere score voor woordbegrip op 14 maanden hangt sterk samen met een hogere DLS-score op 14 maanden. De hypothese hierbij was dat kinderen die een betere taalontwikkeling hebben, beter zullen anticiperen bij de impliciete false belief taak (Happé, 1995; Milligan, Astington, & Dack, 2007). We zien dit gegeven binnen dit onderzoek ook bij de scores van woordproductie op 10 en 14 maanden, de scores van woordbegrip op 14 maanden en de DLS-score op 14 maanden. Een hoger score voor woordproductie op 10 en 14 maanden en/of woordbegrip op 14 maanden hangen dus samen met een hogere DLS-score op 14 maanden en een beter inzicht in een impliciete false belief. Er werden geen (marginaal) significante effecten gevonden tussen de scores op de N-CDI en de DLS-score op 24 maanden. Mogelijks is de kleine steekproef hier de oorzaak van. Bij de cognitieve ontwikkeling, gemeten aan de hand van de Mullen, werd er een marginaal significant verschil gevonden voor de score op visuele perceptie op 10 maanden tussen de laag-risico groep en de siblings. Statistisch significante verschillen werden tevens gevonden voor de scores voor visuele perceptie op 14 maanden en voor taalbegrip op 14 maanden tussen de laag-risico groep en de siblings. Dit is in lijn met de bevinding van Landa en Garrett-Mayer (2006) dat siblings die later een diagnose ASS krijgen, op de leeftijd van 14 maanden lager scoorden op taalbegrip van de Mullen. De correlaties tussen de cognitieve schalen van de Mullen en de DLS-score werden tevens nagegaan. Er is een sterke, statistisch significante, positieve correlatie tussen taalproductie op 10 maanden en de DLS-score op 14 maanden. Een hogere score voor taalproductie op 10 maanden hangt dus samen met een hogere DLS-score op 14 maanden en betekent dus dat er een beter inzicht is in een impliciete false belief. Er is een sterk verband tussen taalproductie en taalbegrip op 14 maanden en de DLSscore op 14 maanden. Bij deze verbanden is er sprake van een trend. We zien dus dat vooral de talige aspecten die getest worden met de Mullen, namelijk taalbegrip en taalproductie, sterk samenhangen met de DLS-score op 14 maanden en dus met het inzicht in een impliciete false belief. Bij de N-CDI zagen we dit ook terugkomen, woordbegrip en woordproductie hangen sterk samen met de DLS-score. Er werd binnen dit onderzoek gebruik gemaakt van een anticipatory-looking test om tegemoet te komen aan de taalkundige eisen die eigen zijn aan een standaard false belief taak. Toch zien we dat ook hier de taalontwikkeling een rol speelt. 34
Een vertraagde taalontwikkeling wordt volgens Jones, Gliga, Bedford, Charman, en Johnson (2013) gezien als een rode vlag voor een diagnose ASS.
Theoretische en klinische implicaties van de resultaten Met dit onderzoek wordt een bijdrage geleverd aan het onderzoek naar de vroege sociaal-communicatieve ontwikkeling van kinderen met het oog op het vinden van vroege voorlopers die rode vlaggen kunnen zijn voor een diagnose ASS. Overeenkomstig met de bevindingen van Zwaigenbaum, Bryson, en Garon (2013) werden binnen dit onderzoek pas vanaf het tweede levensjaar verschillen gevonden in de ontwikkeling van siblings van kinderen met ASS en een laag-risico groep. Binnen dit onderzoek werd als eerste aangetoond dat de ontwikkelingsindex van de Mullen van de laagrisico groep significant hoger is dan die van de siblings. De scores op beperkt en repetitief gedrag en de totaalscore op de ADOS-T op 14 maanden zijn significant hoger bij de siblings dan bij de laag-risico groep. Reeds op 14 maanden kan dit element als een rode vlag gezien worden voor een diagnose ASS. Op 14 maanden zien we ook duidelijk dat taalbegrip en visuele perceptie verschillend zijn tussen een laag-risico groep en een groep siblings. Taalbegrip op 14 maanden hangt trouwens sterk samen met de DLS-score op 14 maanden. Ook taalproductie op 10 en 14 maanden correleert positief met de DLS-score op 14 maanden. Woordbegrip en woordproductie op 14 maanden, gemeten met de N-CDI, correleren tevens sterk met de DLS-score op 14 maanden. Wanneer er dus tekorten ontdekt worden bij kinderen op deze jonge leeftijd op bovenstaande elementen, kan het van belang zijn hier in vroege hulpverlening reeds aandacht aan te schenken om zo op lange termijn een betere ontwikkeling van het kind te bewerkstelligen. We merken binnen dit onderzoek voornamelijk een sterk verband tussen de vroege taalontwikkeling en de theory of mind ontwikkeling. Dit veronderstelt een grotere waakzaamheid naar de vroege taalontwikkeling van kinderen. Wanneer taalontwikkeling van jongsaf bevorderd wordt, kan dit mogelijks een positieve invloed hebben op inzicht in een false belief. Er is reeds geweten dat siblings van kinderen met ASS een risicogroep zijn om later ook een diagnose ASS te krijgen of het breder autisme fenotype te vertonen. Het is dus belangrijk deze kinderen goed op te volgen om zo, indien nodig, reeds vroeg hulpverlening en ondersteuning op maat te voorzien voor het kind. Vroege hulpverlening heeft namelijk een positieve invloed op de latere ontwikkeling (Van der Pael et al., 2013). Hierbij is het op 35
voorhand opstellen van doelstellingen een cruciale stap. In de praktijk is het tevens van belang kritisch te blijven ten opzichte van diagnosticeren en interveniëren. Ouders mogen niet onnodig ongerust gemaakt worden en er mag geen te grote focus zijn op de risico’s die de kinderen lopen.
Sterktes en beperkingen van het huidige onderzoek Deze masterproef maakt deel uit van een longitudinaal onderzoek van de vakgroep Experimenteel-klinische en Gezondheidspsychologie. Dit onderzoek heeft per onderzoeksmoment een duidelijk en gedetailleerd protocol dat gevolgd wordt waardoor het onderzoek op een gestandaardiseerde manier verliep. Er was geen verschil tussen de laag-risico groep en de siblings op vlak van geslacht en iedereen had minstens één oudere broer of zus. Hierdoor zijn geslacht en het al dan niet hebben van een oudere broer of zus geen mogelijke verklaringen van de onderzoeksresultaten. Dit prospectief longitudinaal onderzoek, dat gebruik maakt van een anticipatorylooking test, is waardevol om inzicht te verkrijgen in de gedragsprofielen en ontwikkelingstrajecten van kinderen met ASS op jonge leeftijd. Zo kan een vroeg ontwikkelingsprofiel opgesteld worden van kinderen met ASS en kunnen ‘rode vlaggen’ gedetecteerd worden die een voorloper zijn van een diagnose ASS, met als doel op een vroegere leeftijd een diagnose te krijgen en gepaste hulpverlening op te starten. Om dit te kunnen realiseren is echter verder onderzoek aangewezen.
De kleine steekproef, voornamelijk bij de siblings, zorgt er voor dat het veralgemenen naar de gehele populatie moeilijk wordt. Aangezien dit een longitudinaal onderzoek is dat nog lopend is, hebben er heel wat kinderen de leeftijd nog niet bereikt waarop de anticipatorylooking test wordt afgenomen waardoor deze data nog niet gebruikt konden worden binnen deze masterproef. De technische problemen aan de eye-tracker zorgden tevens dat een aantal data niet gebruikt konden worden, waardoor de steekproef kleiner was. Dit zorgt ervoor dat de resultaten met enige voorzichtigheid geïnterpreteerd moeten worden. De data waren niet normaal verdeeld waardoor er non-parametrisch getoetst moest worden. Non-parametrische tests zijn in vergelijking met parametrische toetsen minder krachtig. Er is een grotere kans op een type-II fout. Met een non-parametrische test is er dus meer kans, in vergelijking met een parametrische test, dat een significant effect niet gedetecteerd wordt (Field, 2000). 36
Binnen dit onderzoek was er een significant verschil van leeftijd tussen beide groepen op de leeftijd van 10 en 24 maanden. Leeftijd kan dus niet uitgesloten worden als mogelijke onderliggende reden van de gevonden groepsverschillen of verbanden, wat een beperking is van dit onderzoek.
Suggesties voor toekomstig onderzoek De resultaten van dit onderzoek zorgen ervoor dat er enkele suggesties voor toekomstig onderzoek geformuleerd kunnen worden. Onderzoek naar de vroege theory of mind ontwikkeling en de samenhang met andere variabelen is zeker aangewezen. Hierbij een prospectieve manier van onderzoeken gebruiken, is aan te raden want zo kan een coherent beeld van het ontwikkelingsprofiel van kinderen met ASS in de eerste levensjaren verkregen worden. Vervolgens is het voor toekomstig onderzoek van belang een voldoende grote steekproef te gebruiken zodat veralgemening naar de populatie mogelijk is. Binnen dit longitudinaal onderzoek is het interessant om te kijken of er siblings zijn die uiteindelijk de diagnose ASS krijgen en om dan terug te kijken naar hun vroege ontwikkeling. Tevens is het boeiend om meer aandacht te besteden aan het breder autisme fenotype, want er zijn geen criteria waaraan voldaan moet worden om van een breder autisme fenotype te spreken (Ingersoll, 2009). De ESCS, die de joint attention vaardigheden van de kinderen naging, werd binnen dit onderzoek afgenomen op de leeftijd van 10 maanden. Dit is mogelijks nog te vroeg om een onderscheid tussen een laag-risico groep en siblings te vinden. Osterling, Dawson, en Munson (2002) stellen namelijk dat een beperking in de joint attention bij kinderen met ASS ten vroegste tussen de leeftijd van 12 en 18 maanden merkbaar is. Het kan dus interessant om de ESCS af te nemen bij kinderen van ongeveer 14 maanden. Algemene conclusie Dit onderzoek toont aan dat het op de leeftijd van 10 maanden nog niet mogelijk is om een laag-risico groep en een groep siblings van elkaar te onderscheiden op vlak van joint attention ontwikkeling en de ontwikkelingsindex. Op de leeftijd van 14 maanden zijn er enkele aanwijzingen naar een verschillende ontwikkeling van de laag-risico groep en de siblings. Groepsverschillen werden namelijk waargenomen voor de scores voor beperkt en repetitief gedrag en de totaalscore op de ADOS-T op 14 maanden. Op 24 maanden is er een verschil tussen scores voor de laag-risico groep en de siblings voor sociaal affect, beperkt en repetitief 37
gedrag en de totaalscore van de ADOS-T. Voor twee onderdelen van de Mullen op 14 maanden, namelijk visuele perceptie en taalbegrip, werd een groepsverschil gevonden. We zagen binnen dit onderzoek dat het al dan niet slagen op de anticipatory-looking test niet verschilt tussen beide groepen. De theory of mind ontwikkeling van de siblings binnen dit onderzoek is dus niet significant verschillend van de theory of mind ontwikkeling van de laagrisico groep. Bovenstaande groepsverschillen die wel gedetecteerd werden, kunnen mogelijks vroege signalen zijn van ASS. Binnen dit onderzoek werd evidentie gevonden voor sterke verbanden tussen het volgen van de kijklijn van de onderzoeker op 10 maanden, wat een onderdeel is van het reageren op joint attention (RJA) en de differential looking score (DLS-score) op 14 maanden, die een indicatie is van het al dan niet slagen op de anticipatory-looking test. Sterke verbanden werden ook gevonden tussen de taalontwikkeling van kinderen en de DLS-score. Aan de hand van dit onderzoek is het nog niet mogelijk om een beeld te schetsen van het vroege ontwikkelingsprofiel van kinderen met ASS. Verder onderzoek is hierbij aangewezen.
38
Referenties American Psychiatric Association (2013). Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders Fifth Edition: DSM-5. Washington, DC: American Psychiatric Association. Abrahams, B.S., & Geschwind, D.H. (2008). Advances in autism genetics: On the threshold of a new neurobiology. Nature Reviews Genetics, 9, 341-355. doi:10.1038/nrg2346 Allen, G. (2006). Cerebellar contributions to autism spectrum disorders. Clinical Neuroscience Research, 6, 195–207. doi:10.1016/j.cnr.2006.06.002 Al-Qabandi, M., Gorter, J.W., & Rosenbaum, P. (2011). Early autism detection: Are we ready for routine screening? Pediatrics, 128, 211-217. doi:10.1542/peds.20101881 American
Psychiatric
Association.
(2000).
Diagnostic
and
statistical
manual of mental disorders (4th ed., text rev.). Washington, DC: Author. American Psychiatric Association (2013). Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders Fifth Edition: DSM-5. Washington, DC: American Psychiatric Association. Ankersmith, H. (2006). Ontwikkelingtest 1-68 maanden experimentele versie: Handleiding MOT1-68. Retrieved from http://www.ekgp.ugent.be/pages/nl/vragenlijsten/MOT168.pdf. Astington, J.W., & Barriault, T. (2001). Children's theory of mind: How young children come to understand that people have thoughts and feelings. Infants and Young Children, 13(3), 1-12. doi:10.1097/00001163-200113030-00005 Astington, J.W., & Edward, M.J. (2010). The development of theory of mind in early childhood. Encyclopedia on Early Childhood Development, 1-7. Retrieved from http://www.child- encyclopedia.com/documents/Astington-EdwardANGxp.pdf. Baillargeon, R., Scot, R.M., & He, Z. (2010). False-belief understanding in infants. Trends in Cognitive Sciences, 14(3), 110-118. doi:10.1016/j.tics.2009.12.006 Baron-Cohen, S. (2001). Theory of mind in normal development and autism. Prisme, 34, 174183.
Retrieved
from
http://www.autism-community.com/wp-content/uploads/
2010/ 11/TOM-in-TD-and-ASD.pdf. Baron-Cohen, S. (2004). Autism: Research into causes and intervention. Paediatric Rehabilitation, 7, 73-78. doi:10.1080/13638490310001654790 Baron-Cohen, S., Leslie, A.M., & Frith, U. (1985). Does the autistic child have a “theory of mind”? Cognition, 21, 37–46. doi:10.1016/0010-0277(85)90022-8 39
Baron-Cohen, S., & Swettenham, J. (1997). Theory of mind in autism: Its relationship to executive function and central coherence. Handbook of autism and pervasive developmental
disorders,
880-893.
Retrieved
from
http://www.bowdiges.org/documents/files/Theory_of_mind_in_autism-Executive_function_and_central_coherence.pdf Baron-Cohen, S., Wheelwright, A., Baird, G., Charman, T., Swettenham, J., Drew, A., & Doehring, P. (2000). Early identification of autism by the checklist for autism in toddlers (CHAT). Journal of the Royal Society of Medicine, 93(10), 521-525. Retrieved from http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC1298126/ Boraston, Z., & Blakemore, S.J. (2007). The application of eye-tracking technology in the study
of
autism.
The
Journal
of
Psychology,
581(3),
893–898.
doi:10.1113/jphysiol.2007.133587 McDermott, C. (2007). A prospective case series of high-risk infants who developed autism.
Journal
of
Autism
and
Developmental
Disorders,
37,
12-24.
doi:10.1007/s10803-006-0328-2 Charman, T., & Baron-Cohen, S. (1997). Brief report: Prompted pretend play in autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 27(3) 325-332. doi:10.1023/A:10258 06616149 Charman, T., Baron-Cohen, S., Swettenham, J., Baird, G., Cox, A., & Drew, A. (2000). Testing joint attention, imitation, and play as infancy precursors to language and theory of mind. Cognitive Development, 15(4), 481–498. doi:10.1016/s0885-2014(01)000375 Clements, W.A., & Perner, J. (1994). Implicit understanding of belief. Cognitive Development, 9, 377-395. doi:10.1016/0885-2014(94)90012-4 Crane, J.L., & Winsler, A. (2008). Early autism detection: Implications for pediatric practice and
public
policy.
Journal
of
Disability
Policy
Studies,
18,
1-9.
doi:10.1177/104420730731 1527 Currenti, S.A. (2009). Understanding and determining the etiology of autism. Cellular and Molecular Neurobiology, 30(2), 161-171. doi: 10.1007/s10571-009-9453-8 Dawson, G. (2008). Early behavioral intervention, brain plasticity, and the prevention of autism spectrum disorder. Development and Psychopathology, 20, 775–803. doi:10.1017/S 0954579408000370
40
De Belie, E., & Van Hove, G. (2005). Ouderschap onder druk : Ouders en hun kind met een verstandelijke beperking. Antwerpen-Apeldoorn, Garant. Deconinck, N., Soncarrieu, M., & Dan, B. (2013). Toward better recognition of early predictors for autism spectrum disorders. Pediatric Neurology, 49(4), 225–231. doi:10.101 6/j.pediatrneurol.2013.05.012 Demurie, E., De Corel, M., & Roeyers, H. (2011). Empathic accuracy in adolescents with autism spectrum disorders and adolescents with attention-deficit/hyperactivity disorder.
Research
in
Autism
Spectrum
Disorders,
5(1),
126–134.
doi:10.1016/j.rasd.2010.03.002 Dover, C.J., & Couteur, A.L. (2007). How to diagnose autism. Archives of Disease in Childhood, 92(6), 540-545. doi:10.1136/adc.2005.086280 Duchowski, A.T. (2007). Eye tracking methodology. Londen: Springer. Elsabbagh, M., Divan, G., Koh, Y., Kim, Y.S., Kauchali, S., Marcin, C., … Fombonne, E. (2012). Global prevalence of autism and other pervasive developmental disorders. Autism Research, 5, 160-179. doi:10.1002/aur.239 Fatemi, S. H., Halt, A. R., Earle, J., Kist, D. A., Realmuto, G.,Thuras, P. D., & Merz, A. (2000). Reduced Purkinje cell size in autistic cerebellum. Biological Psychiatry, 47(8), S128. doi:10.1016/s0006-3223(00)00687-9 Fenson, L., Pethick, S., Renda, C., Cox, J.L., Dale, P.S., & Reznick, S. (2000). Short-form versions of the MacArthur Communicative Development Inventories. Applied Psycholinguistics, 21(1), 95-116. doi:10.1017/s0142716400001053 Field, A. (2000). Discovering statistics. Londen: Sage publications. Folstein, S.E., Bisson, E., Santangelo, S.L., & Piven, J. (1998). Finding specific genes that cause autism: A combination of approaches will be needed to maximize power. Journal
of
Autism
and
Developmental
Disorders,
28(5),
439-445.
doi:10.1023/A:1026008606672 Folstein, S.E., & Piven, J. (1991). Etiology of autism: Genetic influences. American Academy of
Pediatrics,
87(5),
767-773.
Retrieved
from
http://pediatrics.aappublications.org/content /87/5/767.short Folstein, S.E., & Rutter, M. (1977a). Genetic influences and infantile autism. Nature, 265, 726-728. doi:10.1038/265726a0
41
Folstein, S.E., & Rutter, M. (1977b). Infantile autism: A genetic study of 21 twin pairs. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 18(4), 297–321. doi:10.1111/j.14697610.1977. tb00443.x Fombonne, E. (2003). Epidemiological surveys of autism and other pervasive developmental disorders: An update.
Journal of Autism and Developmental
Disorders, 33(4), 365-382. doi:10.1023/A:1025054610557 Frith, U., & Frith, C.D. (2003). Development and neurophysiology of mentalizing. Philosophical Transactions of the Royal Society B: Biological Sciences, 358(1431), 459-473. doi:10.1098/rstb.2002.1218 Frith, U., & Happé, F. (1994). Autism: beyond “theory of mind”. Cognition, 50(1–3), 115– 132. doi:10.1016/0010-0277(94)90024-8 Garnham, W.A., & Ruffman, T. (2004). Doesn’t see, doesn’t know: Is anticipatory looking really related to understanding of belief? Developmental Science, 4(1), 94-100. doi:10.1111/1467-7687.00153 Giarelli, E., Wiggins, L.D., Rice, C.E., Levy, S.E., Kirby, R.S., Pinto-Martin, J., & Mandell, D. (2010). Sex differences in the evaluation and diagnosis of autism spectrum disorders among
children.
Disability
and
Health
Journal,
3(2),
107–116.
doi:10.1016/j.dhjo.2009.07.001 Gliga, T., Senju, A., Pettinato, M., Charman, T., Johnson, M. H., & The BASIS Team (2013). Spontaneous belief attribution in younger siblings of children on the autism spectrum. Developmental Psychology, 50(3), 903-913. doi: 10.1037/a0034146 Gotham, K., Risi, S., Dawson, G., Tager-Flusberg, H., Joseph, R., Carter, A,… Lord, C. (2008). A replication of the autism diagnostic observation schedule (ADOS) revised algorithms. Journal of the American Academy of Child & Adolescent Psychiatry, 47(6), 642–651. doi:10.1097/CHI.0b013e31816bffb7 Happé, F. G. E. (1995). The role of age and verbal ability in the theory of mind task performance of subjects with autism. Child Development, 66(3), 843. doi:10.2307/1131954 Houston-Price, C., Goddard, K., Séclier, C., Grant, S.C., Reid, C.J.B., Boyden, L.E., & Williams, R. (2011). Tracking speakers’ false beliefs: is theory of mind available earlier
for
word
learning?
Developmental
Science,
14(4),
623–634.
doi:10.1111/j.1467-7687.2010.01003.x
42
Ibanez, A., Huepe, D., Gempp, R., Gutierrez, V., Rivera-Rei, A., & Toledo, M.I. (2013). Empathy, sex and fluid intelligence as predictors of theory of mind. Personality and Individual Differences, 54(5),616-621. doi:10.1016/j.paid.2012.11.022 Ibanez, L. V., Messinger, D. S., Newell, L., Lambert, B., & Sheskin, M. (2008). Visual disengagement in the infant siblings of children with an autism spectrum disorder. Autism, 12(5), 473-485. doi:10.1177/1362361308094504 Ingersoll, B. (2009). Broader autism phenotype and nonverbal sensitivity: Evidence for an association in the general population. Journal of Autism and Developmental Disorders, 40(5), 590-598. doi: 10.1007/s10803-009-0907-0 Isaksen, J., Diseth, T.H., Schjølberg, C., & Skjeldal, O.H. (2013). Autism spectrum disorders – Are they really epidemic? European Journal of Paediatric Neurology, 17(4), 327– 333. doi: 10.1016/j.ejpn.2013.03.003 Jarrold, C. (2003). A review of research into pretend play in Autism. The National Autistic Society, 7(4), 379–390. doi: 10.1177/1362361303007004004 Jones, E. J. H., Gliga, T., Bedford, R., Charman, T., & Johnson, M. H. (2014). Developmental pathways to autism: A review of prospective studies of infants at risk. Neuroscience & Biobehavioral Reviews, 39, 1–33. doi:10.1016/j.neubiorev.2013.12.001 Kim, Y.S., Leventhal, B.L., Koh, Y., Fombonne, E., Laska, E., Lim, E., … Grinker, R.R. (2011). Prevalence of autism spectrum disorders in a total population sample. American Journal of Psychiatry, 168, 904-912. doi:10.1176/appi.ajp.2011.10101532 Kirkovski, M., Enticott, P.G., & Fitzgerald, P.B. (2013). A review of the role of female gender in autism spectrum disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 43(11), 2584-2603. doi:10.1007/s10803-013-1811-1 Kovács, A.M., Teglas, E., & Endress, A.D. (2010). The social sense: Susceptibility to other’s belief
in
human
infants
and
adults.
Science,
330,
1830-1834.
doi:10.1126/science.1190792 Landa, R., & Garrett-Mayer,E (2006). Development in infants with autism spectrum disorders: A prospective study. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 47(6), 629-638. doi:10.1111/j.1469-7610.2006.01531.x Larsson, H.J., Eaton, W.W., Madsen, K.M., Vestergaard, M., Vingaard, A., Olesen, A.V., … Mortensen, P.B. (2004). Risk factors for autism: Perinatal factors, parental psychiatric history, and socioeconomic status. American Journal of Epidemiology, 161(10), 916-925. doi: 10.1093/aje/kwi123 43
Lauritsen, M.B. (2013). Autism spectrum disorders. European Child & Adolescent Psychiatry, 22, 37-42. doi: 10.1007/s00787-012-0359-5 Lord, C., Rutter, M., Goode, S., Heemsbergen, J., Jordan, H., Mawhood, L., & Schopler, E. (1989). Autism diagnostic observation schedule: A standardized observation of communicative and social behavior. Journal of Autism and Developmental Disorders, 19(2), 185-212. doi: 10.1007/BF02211841 Luyster, R., Gotham, K., Guthrie, W., Coffing, M., Petrak, R., Pierce, K., … Lord, C. (2010). The autism diagnostic observation schedule – Toddler module: A new module of a standardized diagnostic measure for autism spectrum disorder. Journal Autism Developmental Disorder, 39(9), 1305-1320. doi: 10803-009-0746-z Maljaars, J. (2013). Autismespectrumstoornissen: Van DSM-IV-TR naar DSM-5. Kind en Adolescent, 34(4), 221-224. doi: 10.1007/s12453-013-0026-8 Maljaars, J., Ilse Noens, I., Scholte, E., & van Berckelaer-Onnes, E. (n.d.). Taalbegrip als struikelblok: Een onderzoek naar receptieve en expressieve taalvaardigheden bij kinderen met een autismespectrumstoornis en een verstandelijke beperking. Tijdschrift voor Orthopedagogiek, Kinderpsychiatrie en Klinische Kinderpsychologie, 38, 62-74. Retrieved
from
http://www.researchgate.net/publication/236951085_Taalbegrip_als_struikelblok_ee n_onderzoek_naar_receptieve_en_expressieve_taalvaardigheden_bij_kinderen_met_ een_autismespectrumstoornis_en_een_verstandelijke_beperking Manning, J.T., Baron-Cohen, S., & Sanders, G. (2001). The 2nd to 4th digit ratio and autism. Developmental Medicine and Child Neurology, 43(3), 160-164. doi:10.1111/j.14698749. 2001.tb00181.x Mannion, A., & Leader, G. (2013). Comorbidity in autism spectrum disorder: A literature review.
Research
in
Autism
Spectrum
Disorders,
7(12),
1595–1616.
doi:10.1016/j.rasd.201 3.09.006 Matson, J.L., & Goldin, R.L. (2013). Comorbidity and autism: Trends, topics and future directions.
Research
in
Autism
Spectrum
Disorders,
7,
1228–1233.
doi:10.1016/j.rasd.2013. 07.003 Matson, J.L., & Kozlowski, A.M. (2011). The increasing prevalence of autism spectrum disorders.
Research
in
Autism
Spectrum
Disorders,
5(1),
418–425.
doi:10.1016/j.rasd.2010. 06.004
44
Matson, J.L., Rieske, R.D., & Tureck, K. (2011). Additional considerations for the early detection and diagnosis of autism: Review of available instruments. Research in Autism Spectrum Disorders, 5(4), 1319–1326. doi:10.1016/j.rasd.2011.03.006 Messinger, D., Young, G.S., Ozonoff, S., Dobkins, K., Carter, A., Zwaigenbaum, L., … Sigman, M. (2013). Beyond autism: A baby siblings research consortium study of high-risk children at three years of age. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 52(3), 300–308. doi:10.1016/j.jaac.2012.12.011 Miller, S.A. (2013). Children's understanding of second-order false belief: Comparisons of content and method of assessment. Infant and Child Development, 22(6), 649–658. doi:10. 1002/icd.1810 Milligan, K., Astington, J. W., & Dack, L. A. (2007). Language and theory of mind: MetaAnalysis of
the
relation
between
understanding. Child Development, 78,
language
ability
622–646.
and
false-belief
doi:10.1111/j.1467-
8624.2007.01018.x Molloy, C.A., Murray, D.S., Mitchell, T, & Manning-Courtney, P. (2011). Use of the Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS) in a clinical setting. Autism, 15(2), 143162. doi:10.1177/1362361310379241 Mundy, P., Delgado, C., Block, J., Venezia, M., Hogan, A., & Seibert, J. (2003). Early Social Communication
Scales
(ESCS).
Retrieved
from
www.ucdmc.ucdavis.edu/mindinstitute/ourteam/faculty_staff/escs.pdf Mullen, E.M. (1995). Mullen Scales of Early Learning. USA, American Guidance Service. Onishi, K.H., & Baillargeon, R. (2005). Do 15-month-old infants understand false beliefs? Science, 308, 255-257. doi:10.1126/science.1107621 Oosterling, I.J., Wensing, M., Swinkels, S.H., Gaag, R., Visser, J.C., Woudenberg, T., … Buitelaar, J.K. (2010). Advancing early detection of autism spectrum disorder by applying an integrated two-stage screening approach. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 51(3), 250–258. doi:10.1111/j.1469-7610.2009.02150.x Osterling, J., & Dawson, G. (1994). Early recognition of children with autism: a study of first birthday home videotapes. Journal of Autism and Developmental Disorders, 24(3), 247-257. doi:10.1007/BF02172225 Osterling, J., Dawson, G., & Munson, J. A. (2002). Early recognition of 1-year-old infants with autism spectrum disorder versus mental retardation. Development and Psychopathology, 14, 239–251 45
Ozonoff, S., Iosif, A., Baguio, F., Cook, I.C., Hill, M.M., Hutman, T., … Young, G.S. (2013). A prospective study of the emergence of early behavioral signs of autism. Behavioural Brain Research, 251, 133-146. doi: 10.1016/j.bbr.2013.04.004 Ozonoff, S., Young, G., Carter, A., Messinger, D., Yirmiya, N., Zwaigenbaum, L.,… Stone, W. (2011). Recurrence risk for autism spectrum disorders: A baby siblings research consortium study. Pediatrics, 128(3), 488- 495. doi:10.1542/peds.2010-2825 Pellicano, E. (2007). Links between theory of mind and executive function in young children with autism: Clues to developmental primacy. Developmental Psychology, 43(4), 974–990. doi:10.1037/0012-1649.43.4.974 Pennington, B.F., & Ozonoff, S. (1996). Executive functions and developmental psychopathology. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 37(1), 51–87. doi:10.1111/j. 1469-7610.1996.tb01380.x Pérez, J.M., Conzalez, P.M., Comi, M.L., & Nieto, C. (2007). New developments in autism: The future is today. Jessica Kingsley Publishers, London. Perner, J., & Lang, B. (1999). Development of theory of mind and executive control. Trends in Cognitive Sciences, 3(9), 337–344. doi: 10.1016/S1364-6613(99)01362-5 Perner, J., & Wimmer, H. (1985). “John thinks that Mary thinks that. . .” Attribution of second-order beliefs by 5- to 1O-year-old children. Journal of Experimental Child, 39, 437-471. Doi:10.1016/0022-0965(85)90051-7 Ploeger, A. (2009). Autisme en lichamelijke afwijkingen : Een verklaring vanuit de evolutionaire
ontwikkelingsbiologie.
Neuropraxis,
13(2),
43-46.
doi:10.1007/BF03080147 Premack, D., & Woodruff, G. (1978). Does the chimpanzee have a theory of mind? Behavioral and Brain Sciences, 4, 515-526. doi:10.1017/S0140525X00076512 Prior, M. (2003). Is there an increase in the prevalence of autism spectrum disorders? Journal of Paediatrics and Child Health, 39(2), 81–82. doi:10.1046/j.14401754.2003.000 97.x Robins, D.L. (2008). Screening for autism spectrum disorders in primary care settings. Sage Publications, 12(5), 537-556. doi:10.1177/1362361308094502 Rogers, S.J. (2009).What are infant siblings teaching us about autism in infancy? Autism Research, 2(3), 125–137. doi:10.1002/aur.81
46
Rogers, S.J., Hepburn, S.L., Stackhouse, T., & Wehner, E. (2003). Imitation performance in toddlers with autism and those with other developmental disorders. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 44(5), 763–781. doi: 10.1111/1469-7610.00162 Rosenthal, J., Massie, H., & Wulff, K. (1980). A comparison of cognitive development of normal an psychotic children in the first two years of life from home videos. Journal of Autism and Developmental Disorders, 10(4), 433-444. doi: 10.1007/BF02414819 Rutter, M. (2005). Autism research: Lessons from the past and prospects for the future. Journal of Autism and Developmental Disorders, 35(2), 241-257. doi:10.1007/s10803004-2003-9 Salt, J., Shemilt, J., Sellars, V., Boyd, S., Coulson, T., & Mc cool, S. (2002). The scottish centre for autism preschool treatment programme: II: The results of a controlled treatment outcome study. Autism, 6(33), 33-46. doi:10.1177/1362361302006001004 Schlesinger, M., & Casey, P. (2004). Where infants look when impossible things happen: Simulating and testing a gaze-direction model. Connection Science, 16(2), 139. doi:10.1080/09840090410001723401 Schuwerk, T., Vuori, M., & Sodian, B. (2014). Implicit and explicit theory of mind reasoning in autism spectrum disorders: The impact of experience. Autism, 18(3), 1-10. doi:10.1177/ 1362361314526004 Senju, A. (2013). Atypical development of spontaneous social cognition in autism spectrum disorders.
Brain
and
Development,
35(2),
96–101.
doi:10.1016/j.braindev.2012.08.002 Senju, A., Southgate, V., Miura, Y., Matsui, T., Hasegawa, T., Tojo, Y., … Csibra, G. (2010). Absence of spontaneous action anticipation by false belief attribution in children with autism spectrum disorder. Development and Psychopathology, 22(02), 353-360. doi:10.10 17/s0954579410000106 Senju,A., Southgate, V., White, S., & Frith, U. (2009). Mindblind eyes: An absence of spontaneous theory of mind in asperger syndrome. Science, 325, 883-885. doi:10.1126/science.1176170 Serra, M. (2003). Denken over denken, willen en voelen. Over de ontwikkeling van theory of
mind
bij
kinderen.
Kind
&
Adolescent
Praktijk,
3(2),
104-111.
doi:10.1007/BF03059522 Servatius-Oosterling, I. (2012). Autisme bij peuters: Aspecten van vroege herkenning, diagnostiek en behandeling. Wetenschappelijk Tijdschrift Autisme, 1, 12-19. 47
Shaked, M., Gamliel, I., & Yirmiya, N. (2006). Theory of mind abilities in young siblings of children with autism. Autism, 10(2), 173-187. doi: 10.1177/1362361306062023 Sigman, M., Dijamco, A., Gratier, M., & Rozga, A. (2004). Early detection of core deficits in autism. Mental Retardation and Developmental Disabilities Reasearch Review, 10, 221–233. doi:10.1002/mrdd.20046 Simonoff, E., Pickles, A., Charman, T, Chandler, S., Loucas, T., & Baird, G. (2008). Psychiatric disorders in children with autism spectrum disorders: Prevalence, comorbidity, and associated factors in a population-derived sample. Journal of the American Academy
of
Child
&
Adolescent
Psychiatry,
47(8),
921–929.
doi:10.1097/CHI.0b013e318179964f Singh, H., & Singh, J. (2012). Human eye tracking and related issues: A review. International Journal of Scientific and Research Publications,
2(9), 1-8. Retrieved from
http://www.ijsrp.org/research-paper-0912/ijsrp-p0929.pdf. Song, H.J., Onishi, K.H., Baillargeon, R., & Fisher,C. (2008). Can an agent’s false belief be corrected by an appropriate communication? Psychological reasoning in 18-monthold infants. Cognition, 109(3), 295–315. doi:10.1016/j.cognition.2008.08.008 Southgate, V., Senju, A., & Csibra, G. (2007). Action anticipation through attribution of false belief by 2-year-olds. Psychological Science, 18, 587–592. doi:10.1111/j.14679280.2007.01944.x Steerneman, P., Meesters, C., & Muris, P. (2003). TOM-tests. Antwerpen, Garant. Steerneman,
P.,
Vandormael,
J.,
&
Coolen,
J.
(2004).
Kind
in
de
knel.
Ontwikkelingsstoornissen in de praktijk van de jeugdzorg: Samenwerken. Antwerpen, Garant. Steffenburg, S., & Gillberg, C. (1989). The etiology of autism. Diagnosis and Treatment of Autism, 63-82. doi:10.1007/978-1-4899-0882-7_6 Steyaert, J.G., & De La Marche, W. (2008). What’s new in autism? European Journal of Pediatrics, 167(10), 1091-1101. doi:10.1007/s00431-008-0764-4 Tager-Flusberg, H. (2007). Evaluating the theory-of-mind hypothesis of autism. Current Directions
in
Psychological
Science,
16(6),
311-315.
doi:10.1111/j.1467-
8721.2007.00527.x Tomasello, M., Kruger, A.C., & Ratner, H.H. (1993). Cultural learning. Behavioral and Brain Sciences, 16(3), 495-511. doi:10.1017/S0140525X0003123X
48
Van der Paelt, S., Warreyn, P., & Roeyers, H. (2013). Vroegbegeleiding van peuters en kleuters met een autismespectrumstoornis. Signaal, 4-15. Retrieved from http://www.sig-net.be/uploads/artikels_signaal/signaal_84_2013_vanderpaelt.pdf. van der Sijde, A. (2013). Autisme in de DSM-5. Wetenschappelijk Tijdschrift Autisme, 2, 4048. Vermeulen, P., & Degrieck, S. (2006). Mijn kind heeft autisme. Tielt: Uitgeverij Lannoo. Wang, S., Baillargeon, R., & Brueckner, L. (2004). Young infants' reasoning about hidden objects: Evidence from violation-of-expectation tasks with test trials only. Cognition, 93(3), 167–198. doi:10.1016/j.cognition.2003.09.012 Wang, Z., Hong, Y., Zou, L., Zhong, R., Zhu, B., Shen, N., … Miao, X. (2014). Reelin gene variants and risk of autism spectrum disorders: An integrated meta-analysis. American Journal of Medical Genetics Part B: Neuropsychiatric Genetics, 165(2), 192–200. doi:10.1002/ajmg.b.32222 Warreyn, P., & Roeyers, H. (2006). Vroege sociaal-communicatieve vaardigheden bij peuters en kleuters met een autisme- spectrumstoornis: Een stand van zaken. Signaal, 54, 420. Retrieved from http://www.sig- net.be/uploads/artikels_signaal/signaal_54_ 2006_vroege_sociaalcommunicatieve.pdf Weidenheim, K.M. (2001). Neurobiology of autism: An update. Salud Mental, 24(3), 3-9. Retrieved
from
http://new.medigraphic.com/cgi-bin/resumenMainI.cgi?
IDARTICULO=22372&IDPUBLICACION=2274&IDREVISTA=9 Wellman, H.M., Cross, D., & Watson, J. (2001). Meta-analysis of theory-of-mind development: The truth about false belief. Child Development, 72(3), 655–684. doi:10.111 1/1467-8624.00304 Whitelaw, C., Flett, P., & Amor, D.J. (2007). Recurrence risk in autism spectrum disorder: A study of parental knowledge. Journal of Paediatrics and Child Health, 43(11),752– 754. doi:10.1111/j.1440-1754.2007.01156.x Wimmer, H., & Weichbold, V. (1994). Children's theory of mind: Fodor's heuristics examined. Cognition, 53, 45–57. doi:10.1016/0010-0277(94)90076-0 Wing, L., & Potter, D. (2002). The epidemiology of autistic spectrum disorders: Is the prevalence rising? Mental Retardation and Develpmental Disabilities Research Reviews, 8(3), 151-160. doi: 10.1002/mrdd.10029 Yirmiya, N., Gamliel, I., Pilowsky, T., Feldman, R., Baron-Cohen, S., & Sigman, M. (2006). The development of siblings of children with autism at 4 and 14 months: Social 49
engagement, communication, and cognition. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 47(5), 511–523. doi:10.1111/j.1469-7610.2005.01528.x Yoder, P., Stone, W.L., Walden, T., & Malesa, E. (2009). Predicting social impairment and ASD diagnosis in younger siblings of children with autism spectrum disorder. Journal of Autism and Developmental Disorders, 39(10), 1381-1391.doi: 10.1007/s10803-0090753-0 Zwaigenbaum, L., Bryson, S., & Garon, N. (2013). Early identification of autism spectrum disorders. Behavioural Brain Research, 251, 133–146. doi:10.1016/j.bbr.2013.04.004 Zwaigenbaum, L., Bryson, S., Rogers, T., Roberts, W., Brian, J., & Szatmari, P. (2005). Behavioral manifestations of autism in the first year of life. International Journal of Developmental Neuroscience, 23(2–3),143–152. doi:10.1016/j.ijdevneu.2004.05.001 Zwaigenbaum, L., Thurm, A., Stone, W., Baranek, G., Bryson, S., Iverson, J., … Sigma, M. (2007). Studying the Emergence of Autism Spectrum Disorders in High-risk Infants: Methodological and Practical Issues. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 466–480. doi:10.1007/s10803-006-0179-x
50
