35
Is er bij mensen met autisme sprake van executief disfunctioneren? Samenvatting
Autisme wordt gezien als een levenslange neurobiologische ontwikkelingsstoornis. Een belangrijke theorie binnen het autismeveld is de executieve functietheorie. De executieve functies van mensen met een autismediagnose lijken een ander ontwikkelingspatroon te laten zien dan mensen zonder autisme. Ook zijn er nog enkele haken en ogen aan de methodologie van het toetsen van de executieve functietheorie. Als neuropsycholoog is het dus van belang om te weten welke executieve functieproblemen wanneer bij wie zouden kunnen optreden. Ook is het van belang om te weten hoe eventuele executieve functieproblemen geïnterpreteerd kunnen worden. In dit artikel wordt, op basis van de door de auteur gegeven lezing op de voorjaarsconferentie van de Nederlandse Vereniging van Neuropsychologie (2012), een overzicht gegeven van de kennis die we momenteel hebben over de executieve functies bij mensen met een autismediagnose.
Inleiding Autisme wordt gezien als een levenslange neurobiologische ontwikkelingsstoornis met kwalitatieve tekortkomingen in de sociale interactie en de communicatie, en beperkte, repetitieve en stereotiepe gedrags-, interesse en activiteitenpatronen (zie voor symptomen en classificatieregels de dsm-iv-tr; apa, 2000). Het idee dat autisme een levenslange ontwikkelingsstoornis is, staat in dit artikel centraal. Dit heeft namelijk zowel consequenties voor de diagnostiek als voor de interpretatie van de cognitieve theorieën over autisme. In het onderhavige artikel wordt het belang van het ontwikkelingsperspectief geïllustreerd door recente bevindingen op het gebied van de zogenaamde executieve functies te bespreken. Ook zal worden aangegeven wat de uitdagingen zijn bij het bestuderen van de executieve
Tijdschrift voor Neuropsychologie 2013 jrg. 8 nr. 1 Artikelen
Hilde Is er bij M. mensen Geurts met autisme sprake Universiteit van executief van disfunctioneren? Amsterdam, Afdeling psychologie (Brein & Cognitie), Dutch Autism and adhd research center (d’Arc) Center for Cognitive Sciences Amsterdam Polikliniek Amsterdam en Afdeling Research & Development Dr. Leo Kannerhuis Correspondentieadres: Prof. dr. H.M. Geurts UvA, fmg, afdeling psychologie Brein & Cognitie Weesperplein 4 1018 xa Amsterdam
[email protected]
Hilde M. Geurts
36
functietheorie. Dit artikel is bedoeld om een indruk te geven van de huidige kennis zonder een uitputtend literatuuroverzicht te geven (zie ook lezing Geurts, 2012).
Tijdschrift voor Neuropsychologie 2013 jrg. 8 nr. 1 Artikelen
De diagnose Autisme is een gedragsdiagnose die zowel in de kindertijd als in de volwassenheid gesteld kan worden. De term autisme verwijst naar het cluster symptomen zoals beschreven in de dsm-iv-tr (apa, 2000). Inherent aan de beschrijving in de dsm-iv-tr is dat er een ontwikkelingsperspectief gehanteerd wordt als de symptomen nader worden bezien. Zo hebben we andere verwachtingen van een jongetje van acht jaar dan van een man van 44 jaar of van 88 jaar. Wat verstaan wordt onder een kwalitatieve beperking in de sociale interactie is mede afhankelijk van de ontwikkelingsfase. Dit komt het duidelijkst tot uiting in het symptoom ‘er niet in slagen met leeftijdgenoten tot relaties te komen, die passen bij het ontwikkelingsniveau’ (apa, 2000). Hierbij is het evident dat een diagnosticus verstand moet hebben van de normale ontwikkeling van sociaal gedrag om te kunnen bepalen of er sprake is van afwijkend gedrag wat betreft het ontwikkelingsniveau. Bij andere symptomen is dit minder helder omdat ontwikkeling geen onderdeel vormt bij de verwoording van het symptoom (bijvoorbeeld ‘stereotiep en herhaald taalgebruik of eigenaardig woordgebruik’). Ook bij dit type symptomen speelt de ontwikkelingsfase een belangrijke rol om te bepalen of het gedrag daadwerkelijk atypisch is. Kennis van normale ontwikkelingspatronen is dus onontbeerlijk voor autismediagnostiek, maar ook nadat een diagnose is gesteld is het van belang om juist oog te hebben voor het gegeven dat autisme gezien wordt als ontwikkelingsstoornis. De problemen van iemand met een autismediagnose zijn niet statisch, ondanks dat het woord ‘levenslang’ dit doet vermoeden. We zien vaak dat mensen met een autismediagnose tegen allerhande problemen blijven aanlopen, maar het type en de mate van problemen kunnen sterk verschillen gedurende verschillende levensfases. Op groepsniveau wordt afname van autismesymptomen waargenomen (bijvoorbeeld Bastiaanse e.a., 2011; Esbensen e.a., 2009; Seltzer e.a., 2004). Dit geldt voor de sociale problemen, de communicatieproblemen en het stereotiepe en repetitieve gedrag. Het idee is dat bij 10 tot 15% van de mensen met een autismediagnose de symptomen dermate afnemen dat als de dsm-iv-tr-regels (apa, 2000) worden gevolgd deze mensen niet meer voldoen aan de criteria voor de diagnose autisme (Seltzer e.a., 2004). Helaas kunnen we (nog) niet voorspellen bij welke mensen de symptomen en de geassocieerde problemen verdwijnen met het ouder worden. Ook weten we niet of deze problemen in een latere levensfase weer zullen terugkeren. Als de aanname is dat een autismetheorie een cluster van symptomen probeert te verklaren dan zou een autismetheorie ook een verandering in symptomatologie moeten kunnen verklaren. Met andere woorden, ook voor een cognitieve theorie van autisme is een ontwikkelingsperspectief nodig. Een van de meer neuropsychologische cognitieve autismetheorieën is de zogenaamde executieve functietheorie. In dit artikel zal deze theorie centraal staan. Executieve functies De executieve functietheorie van autisme vindt zijn oorsprong in de observatie dat problemen die mensen met autisme ervaren een sterke gelijkenis vertonen met hetgeen gezien
Is er bij mensen met autisme sprake van executief disfunctioneren?
37
Werkgeheugen Kinderen met autisme lijken een werkgeheugenprobleem te hebben (bijvoorbeeld Gathercole & Alloway, 2006; Williams e.a., 2006). Dit is onafhankelijk van het type materiaal (visueel of verbaal). Toch zijn er ook een aantal studies waarbij geen werkgeheugenprobleem wordt gevonden (bijvoorbeeld Koshino e.a., 2008). Het opvallende aan de studies die concluderen dat er geen sprake is van een werkgeheugenprobleem, is dat er slechts weinig deelnemers worden geïncludeerd. Dit betekent dat zelfs middelgrote effecten niet zichtbaar zullen zijn terwijl uit de meta-analyse van Willcutt en collega’s (2008) juist naar voren komt dat er sprake is van een middelgroot effect op werkgeheugentaken. In een recente grotere (nog ongepubliceerde) werkgeheugenstudie (n = 77) hebben kinderen met autisme tussen acht en twaalf jaar in vergelijking met kinderen zonder ontwikkelingsproblemen wel degelijk een werkgeheugenprobleem. Dit groepseffect is echter te wijten aan een klein aantal kin-
Tijdschrift voor Neuropsychologie 2013 jrg. 8 nr. 1 Artikelen
wordt bij mensen met frontaal hersenletsel (Damasio & Maurer, 1978). Rigiditeit, persevereren, ontremd gedrag waarbij geen rekening wordt gehouden met sociale conventies, zijn voorbeelden van gedrag van mensen met frontaal letsel en van mensen met autisme. Het idee is dat dit gedrag te typeren is als executief disfunctioneren. Executieve functies (efs, oftewel uitvoerende functies) zijn cognitieve processen die het gedrag zodanig reguleren, dat het efficiënt en doelgericht kan zijn (Lezak e.a., 2004). Dit is onontbeerlijk in nieuwe, onbekende situaties waarin een snelle en flexibele aanpassing van gedrag aan de omgeving is vereist. Onder ef vallen verschillende cognitieve processen, zoals het tijdelijk toegankelijk houden van informatie zodat deze nog bewerkt kan worden (werkgeheugen), het kunnen stoppen van gedrag (inhibitie), het kunnen schakelen tussen gedragingen (cognitieve flexibiliteit) en het kunnen plannen van gedrag (planning). Bij mensen met autisme worden verschillende ef-problemen geobserveerd (zie Hill, 2004; Russo e.a., 2007). Als in dit artikel wordt gesproken over ef-problemen wordt meestal verwezen naar stoornissen op testniveau, maar er worden ook ef-problemen gerapporteerd door de mensen met autisme zelf en hun omgeving. Uit een ef-meta-analyse (Willcutt e.a., 2008) is gebleken dat de effectgrootte voor een vergelijking tussen kinderen met autisme en controles voor prestaties op taken voor het meten van werkgeheugen en inhibitie middelgroot is en voor flexibiliteit en planning juist zeer groot. Toch zijn ef-bevindingen niet altijd consistent. De bevindingen lijken af te hangen van (1) het ef-domein dat wordt onderzocht; (2) de operationalisatie van het ef-domein (welke taak of de informant); (3) het iq en de leeftijd van de deelnemers en (4) de specifieke autismediagnose (autisme, syndroom van Asperger, pdd-nao). De geobserveerde inconsistenties kunnen ook een reflectie zijn van de heterogeniteit van de groep mensen met een autismediagnose. Heterogeniteit – oftewel zogenaamde individuele verschillen – wordt bijvoorbeeld zichtbaar als we kijken naar de combinatie van symptomen die iemand met een autismediagnose kan hebben of als we kijken naar de ef-problemen. Niet iedereen met autisme heeft dezelfde combinatie van symptomen of dezelfde ef-problemen. Zowel het ontwikkelingsperspectief als de methodologische uitdagingen in het ef-onderzoek bij autisme zullen geïllusteerd worden aan de hand van voorbeelden op het gebied van de vier centrale ef-domeinen: werkgeheugen, inhibitie, cognitieve flexibiliteit en planning.
Hilde M. Geurts
38
Tijdschrift voor Neuropsychologie 2013 jrg. 8 nr. 1 Artikelen
deren met autisme (16%) dat klinisch gezien daadwerkelijk een werkgeheugenprobleem heeft (De Vries & Geurts, in voorbereiding). Niet ieder kind met autisme heeft dus een werkgeheugenprobleem. Het is daarmee ook niet plausibel dat een werkgeheugentraining voor ieder kind met autisme even geschikt is. Het is de vraag of adolescenten of volwassenen met autisme nog steeds een werkgeheugenprobleem hebben. Er zou sprake kunnen zijn van een ontwikkelingsachterstand die wordt ingehaald in plaats van een blijvende achterstand of een afwijkende ontwikkeling. In een cross-sectionele studie van Happé en collega’s (2006) is er bij kinderen met autisme van acht tot elf jaar nog wel sprake van een werkgeheugenprobleem, maar bij adolescenten (elf tot zestien jaar) niet meer. Op basis hiervan is geopperd dat de werkgeheugenproblemen niet persistent zijn, maar de bevindingen van Happé en collega’s werden niet gerepliceerd (zie Luna e.a., 2007). In de studie van Luna en collega’s is er zowel bij kinderen (acht tot twaalf jaar), als adolescenten (dertien tot zeventien jaar) en volwassenen (achttien tot 33 jaar) sprake van een werkgeheugenprobleem. Sterker nog, op groepsniveau blijkt het verschil in prestatie op een werkgeheugentaak tussen de mensen met autisme en zonder autisme steeds groter te worden. Er is wel sprake van een capaciteitstoename van het werkgeheugen bij de mensen met autisme, maar deze capaciteitstoename is niet zo sterk als bij mensen zonder autisme. Het werkgeheugen lijkt zich dus minder sterk te ontwikkelen bij mensen met autisme en recentelijk is duidelijk geworden dat zelfs bij ouderen met autisme (55 tot 83 jaar) er nog sprake is van een werkgeheugenprobleem (Geurts & Vissers, 2011). Bij een klein deel van de mensen met autisme is er dus een werkgeheugenprobleem en dit probleem wordt, voor zover we nu weten, niet minder, maar juist forser met het ouder worden. Inhibitie In de autismeliteratuur is er een debat gaande of er nu al dan niet sprake is van een inhibitieprobleem bij mensen met autisme. In een aantal studies is overtuigend aangetoond dat er sprake is van een inhibitieprobleem (bijvoorbeeld Christ e.a., 2011; Geurts e.a., 2004; 2009) terwijl in andere studies de mensen met autisme niet van mensen zonder autisme te onderscheiden zijn in de prestatie op een inhibitietaak (bijvoorbeeld Christ e.a., 2011; Happé e.a., 2006). Het al dan niet vinden van een inhibitieprobleem lijkt te maken te hebben met hoe inhibitie wordt gedefinieerd en geoperationaliseerd. In de inhibitieliteratuur (zie onder andere Aron, 2011) wordt een onderscheid gemaakt tussen het inhiberen van een reeds in gang gezette respons (vaak gemeten met ‘go/no go’-taken en ‘stop’-taken) en interferentiecontrole (vaak gemeten met Stroop [Stroop, 1935] of Flanker-taken [Eriksen & Eriksen, 1974]). Bij taken die vooral een beroep doen op interferentiecontrole (oftewel het negeren/onderdrukken van irrelevante informatie) wordt vrij consistent een probleem gevonden bij mensen met autisme (bijvoorbeeld Adams & Jarrold, 2011; Christ e.a., 2011). Op inhibitietaken waar een in gang gezette respons moet worden gestopt, worden juist vaak nulbevindingen gerapporteerd (bijvoorbeeld Adams & Jarrold, 2011; Christ e.a., 2011). Binnen het inhibitiedomein moet er dus nog een verdere onderverdeling worden gemaakt tussen de twee verschillende vormen van inhibitie om te kunnen bepalen of er al dan niet sprake is van een inhibitieprobleem bij mensen met autisme.
Is er bij mensen met autisme sprake van executief disfunctioneren?
39
Cognitieve flexibiliteit Cognitieve inflexibiliteit, oftewel een gebrek aan mentale schakelvaardigheid, wordt gezien als een van de meest in het oog springende problemen bij mensen met autisme. Daarnaast is het de cognitieve inflexibiliteit die lastig blijkt om aan te pakken binnen de bestaande interventies. De meest gebruikte neuropsychologische test om cognitieve flexibiliteit te
Tijdschrift voor Neuropsychologie 2013 jrg. 8 nr. 1 Artikelen
Mensen met autisme hebben dus geen probleem met het stoppen van een reeds in gang gezette respons, maar als we verder inzoomen op deze vorm van inhibitie dan blijkt ook hier het verhaal nog genuanceerder te zijn. Op een zogenaamde klassieke ‘stop’-taak (Logan e.a., 1984) is juist wel degelijk een probleem met inhibitie gevonden bij kinderen met autisme (Geurts e.a., 2004) en dit is recentelijk gerepliceerd (De Vries & Geurts, in voorbereiding; nota bene: net als bij de werkgeheugentaak is er een groepsverschil, maar slechts 31% van de kinderen met autisme heeft klinisch gezien een inhibitieprobleem). Mogelijk moeten we binnen het inhiberen van een in gang gezette respons nog een onderscheid maken tussen het stoppen van een reactie op een stimulus waar je sowieso niet op moest reageren (een ‘go/no go’-taak; Casey e.a., 1997) of het stoppen van een reactie op een stimulus waar je eerst wel op moest reageren (een ‘stop’-taak, Logan e.a., 1984). In de experimenteel psychologische literatuur wordt hier een onderscheid tussen gemaakt, mede omdat er (deels) andere hersenstructuren een rol spelen bij deze twee vormen van inhibitie (Rubia e.a., 2001). We kunnen dus niet spreken van een algemeen inhibitieprobleem, maar moeten aangeven over welk type inhibitieprobleem we spreken. Daarnaast is het bovenstaande alleen een kwalitatieve analyse en het is een open vraag of bij een kwantitatieve (dat wil zeggen: meta)analyse dezelfde conclusies zullen worden getrokken. Ook is het wederom belangrijk om een ontwikkelingsperspectief te hanteren. Een openstaande vraag is bijvoorbeeld of ook volwassenen een interferentieprobleem hebben aangezien er nauwelijks studies zijn die dit goed hebben onderzocht. Zo blijken adolescenten met autisme al veel minder problemen te hebben met het onderdrukken van irrelevante informatie in vergelijking met kinderen met autisme (Christ e.a., 2011). Mogelijk worden de inhibitieproblemen minder prominent naarmate iemand met autisme ouder wordt. Er dient dus uitgezocht te worden met welke vorm van inhibitie mensen met autisme gedurende verschillende levensfases problemen hebben. Een andere dominante cognitieve theorie is dat mensen met autisme minder goed zijn in de zogenaamde Theory of Mind (ToM; Baron-Cohen e.a., 2000). ToM (simpel gezegd: sociaal snapvermogen) verwijst naar het kunnen inschatten van wat een ander denkt en voelt oftewel het je kunnen verplaatsen in het perspectief van een ander. Uit een onderzoek bij patiënten met gelokaliseerd hersenletsel (Samson e.a., 2007) is gebleken dat uitval op een ToM-taak kan komen door een inhibitieprobleem (bij de patiënten met rechts frontaal letsel) of door een perspectiefprobleem (bij de patiënten met links temporo-pariëtaal letsel). Een perspectiefprobleem is wat een ToM-taak beoogd te meten en om een ToM-taak goed te kunnen interpreteren is het dus nodig om een inhibitieprobleem uit te sluiten. Een verschil in reden van uitval zou kunnen resulteren in een andere invulling van iemand zijn behandelprogramma. Het uizoeken of iemand een inhibitieprobleem heeft, en zo ja welk inhibitieprobleem, is dus niet slechts een theoretische exercitie om meer te snappen van autisme, maar heeft een duidelijk klinisch doel. Een ander centraal probleem vraagt een andere aanpak.
Hilde M. Geurts
40
Tijdschrift voor Neuropsychologie 2013 jrg. 8 nr. 1 Artikelen
meten is nog steeds de Wisconsin Card Sorting test (wcst; zie Grant & Berg, 1948). Studies die de wcst gebruiken om de cognitieve flexibiliteit bij kinderen, adolescenten of volwassenen met autisme te onderzoeken vinden vrij consistent een zwakkere prestatie bij deze mensen in vergelijking met een controlegroep. Leeftijd speelt hierbij dus blijkbaar geen rol. Ook is een slechtere prestatie op de wcst gekoppeld aan de aanwezigheid van meer autismesymptomatologie bij mensen met autisme (Geurts e.a., 2009). De conclusie die we hier kunnen trekken is dat ongeacht de leeftijd mensen met autisme een cognitieve flexibiliteitsprobleem hebben. Het zal u niet verbazen dat dit weer niet het hele verhaal is. De wcst is het zogenaamde duizenddingendoekje van de neuropsychologie omdat een goede prestatie op de wcst afhangt van veel verschillende executieve functies en dus meer meet dan alleen cognitieve flexibiliteit (Ozonoff, 1995). Iemand kan uitvallen op de wcst omdat er een werkgeheugenprobleem is omdat er sprake is van een inhibitieprobleem omdat iemand niet leert van de gekregen feedback of moeite heeft met het aanleren van nieuwe stimulusresponsassociaties. Dit maakt dat de wcst mogelijk een sensitieve ef-taak is, maar maakt ook dat het lastig is om te bepalen waarom iemand nu uitvalt op de wcst (specificiteit) en dus of er inderdaad sprake is van een probleem met cognitieve flexibiliteit. Cognitieve flexibiliteitstaken die meer op een experimenteel psychologische leest gestoeld zijn, hebben het voordeel dat eventuele uitval makkelijker te herleiden is tot een cognitieve flexibiliteitsprobleem. Op dit type taken zien we dat mensen met autisme (ongeacht leeftijd) meestal geen problemen hebben en dat er geen relatie gevonden wordt tussen de taakprestatie en de autismesymptomatologie (Geurts e.a., 2009). Het antwoord op de vraag of er al dan niet een cognitieve flexibiliteitsprobleem is, hangt dus sterk samen met hoe cognitieve flexibiliteit geoperationaliseerd wordt. Wanneer een taak verschillende cognitieve processen meet, is er een duidelijke relatie met autismesymptomatologie en wordt er vrij consistent een executieve functieprobleem gevonden bij mensen met autisme, maar of dit veroorzaakt wordt door een cognitieve flexibiteitsprobleem kan niet worden vastgesteld. Wanneer een taak meer mechanistisch is, is er geen duidelijke relatie met autismesymptomatologie en zijn de onderzoeksresultaten juist inconsistent. Een van de ideeën is dat zowel de mate van structuur van een taak als de duidelijkheid van de instructies (dat wil zeggen, hoe expliciet er wordt aangegeven wat er van iemand wordt verwacht) van belang zijn voor de prestaties van mensen met autisme (Van Eylen e.a., 2011). Als dit inderdaad het geval is, dan zou dit ook bij studies naar andere ef-domeinen een rol kunnen spelen. Dit idee past goed bij een van de kritieken op veel neuropsychologische taken (zowel zogenaamde klinische als experimentele taken), namelijk dat de ecologische validiteit beperkt is (Kenworthy e.a., 2008). Dit komt dus mede doordat deze taken zo gestructureerd mogelijk worden afgenomen terwijl het dagelijks leven zelden zo gestructureerd is. In experimentele taken is het meestal voorspelbaar wanneer iemand moet gaan schakelen en juist het onverwachte van veranderingen kan maken dat er in het dagelijks leven wel een probleem wordt geobserveerd (Van Eylen e.a., 2011). Mensen met autisme presteren vooral zwak op taken die ongestructureerd en dus onvoorspelbaar zijn. Of het nodig hebben van expliciete instructies minder wordt, naarmate mensen ouder worden is nog een open vraag. Er zijn tot op heden nog geen ontwikkelingsstudies over deze mogelijkheid gepubliceerd.
Is er bij mensen met autisme sprake van executief disfunctioneren?
41
Planning Uit een meta-analyse van achttien planningstudies bij zowel kinderen als volwassenen met autisme komt duidelijk naar voren dat mensen met autisme een planningsprobleem hebben (middelgroot effect, zie Geurts & Bringmann, 2009). Nu wordt, net als bij de hierboven besproken ef-domeinen, bij planning een grote verscheidenheid aan neuropsychologische taken ingezet. De vraag is of dit middelgrote effect dus taakonafhankelijk is. Dit is niet het geval. Vooral de studies waarbij gebruikt wordt gemaakt van de Tower of Hanoi (Toh, Delis e.a., 2001) en twee onderdelen van de bads (6-elemententest en de dierentuinplattegrondtest; Wilson e.a., 1996) zijn verantwoordelijk voor het gevonden effect. Toch betekent dit niet dat we dus vooral deze twee taken moeten gaan gebruiken. Er zijn slechts twee Toh-studies bekend en het effect van de studies die juist de dierentuinplattegrondtest afnamen, is niet homogeen. Als een effect niet homogeen is dan betekent dit dat andere factoren dan planning een rol spelen in de effectgrootte. Het gebrek aan homogeniteit zou kunnen komen doordat het ook bij planning van belang is om een ontwikkelingsperspectief te hanteren. Mogelijk hebben kinderen en adolescenten wel een probleem met plannen en volwassenen met autisme juist niet. Uit onze studie komt dit niet naar voren (Geurts & Bringmann, 2009), maar er zijn sinds 2009 alweer een aantal studies verschenen waarbij planning is onderzocht bij mensen met autisme (zie onder anderen Geurts &Vissers, 2011; Semrud-Clikeman e.a., 2010; Zinke e.a., 2010). De studies die de Toh gebruiken, vinden een duidelijk verschil in prestatie tussen mensen met en zonder autisme ongeacht de leeftijd van de deelnemers. Mogelijk is dus de Toh inderdaad een zinvolle test om bij deze populatie af te nemen om zicht te krijgen op de aan- of afwezigheid van planningsproblemen. In een eerste studie bij ouderen met autisme (leeftijd 53 tot 83 jaar; Geurts & Vissers, 2011) is eveneens een Towertest gebruikt
Tijdschrift voor Neuropsychologie 2013 jrg. 8 nr. 1 Artikelen
Het kan ook zo zijn dat mensen met autisme geen probleem hebben met cognitieve flexibiliteit per se, maar alleen met het schakelen in een sociale context aangezien de diag nose autisme vooral refereert aan de sociale problemen die mensen ervaren. Ook in een meer sociale context blijkt schakelen geen probleem te zijn. Als kinderen met autisme juist moeten schakelen tussen letten op emotie of letten op sekse (De Vries & Geurts, 2012) zien we namelijk ook geen problemen met schakelen. Wel lijken kinderen met autisme meer moeite te hebben om zich los te maken van een emotionele ‘mindset’. De wissel van letten op emoties naar letten op iemands sekse is lastiger dan vice versa. Ook anderen hebben geconcludeerd dat het schakelen op zichzelf geen probleem lijkt te zijn, maar dat mensen met autisme minder geneigd zijn om zich te richten op nieuwe informatie (Maes e.a., 2011). De oude informatie lijkt hun gedrag meer te sturen dan de nieuwe informatie. Een uitspraak over het al dan niet hebben van een cognitieve flexibiliteitsprobleem bij mensen met autisme hangt dus af van hoe cognitieve flexibiliteit geoperationaliseerd is. Het onderzoek naar het ontwikkelingsperspectief van de bovengenoemde alternatieve verklaringen staat nog in de kinderschoenen. Vanuit een klinisch perspectief is het zinvol om bij iemand uit te zoeken of deze persoon daadwerkelijk een algemeen probleem heeft met schakelen of dat dit probleem alleen in bepaalde, ongestructureerde en onvoorspelbare situaties zichtbaar wordt. Als dit laatste het geval is dan zou het aanbrengen van meer structuur ervoor kunnen zorgen dat de problemen minder op de voorgrond komen te staan.
Hilde M. Geurts
42
(Tower of London; Shallice, 1982). Deze ouderen blijken geen problemen met planning te hebben. Of dit nu komt doordat met het ouder worden mensen met autisme leren om beter te plannen of doordat de Toh niet is gebruikt, moet nog worden uitgezocht. In ieder geval lijkt het te vroeg om te concluderen dat ontwikkeling geen rol zal spelen in de geobserveerde planningsproblemen bij mensen met autisme.
Tijdschrift voor Neuropsychologie 2013 jrg. 8 nr. 1 Artikelen
Conclusie Het antwoord op de vraag of er sprake is van een ef-probleem bij mensen met autisme lijkt af te hangen van het ef-domein dat wordt onderzocht (e.g., Willcutt e.a., 2008), de operationalisatie van het ef-domein (zie voorbeelden bij inhibitie en cognitieve flexibiliteit), de grote individuele verschillen in het al dan niet hebben van ef-problemen (voor voorbeeld zie werkgeheugen; De Vries & Geurts, in voorbereiding) en de ontwikkelingsfase van de persoon met autisme (e.g., Luna e.a., 2007). De meeste ef-studies die in dit artikel zijn besproken gingen over kinderen met autisme. Wereldwijd wordt er veel meer onderzoek gedaan naar kinderen met autisme dan naar volwassenen. Een groep die in de literatuur grotendeels genegeerd wordt zijn ouderen met autisme (zie Geurts & Vissers, 2011). Het is belangrijk dat naar de gehele levensloop wordt gekeken aagezien de ef-problemen die we zien in de kindertijd niet aanwezig hoeven te zijn in de volwassenheid zoals misschien bij planning, maar de ef-problemen kunnen juist ook forser zijn bij volwassenen zoals misschien bij werkgeheugen (bijvoorbeeld Christ e.a., 2011; Happé e.a., 2006; Geurts & Vissers, 2011; Luna e.a., 2007). De eerder benoemde individuele verschillen (oftewel heterogeniteit) zijn niet uniek voor mensen met autisme, dit zien we bij de meeste klinische groepen en er worden ook buiten het ef-domein individuele verschillen geobserveerd. In een studie van Pellicano (2010) wordt bij ongeveer 60% van de kinderen met autisme op vijfjarige leeftijd zowel een ef-probleem als een ToM-probleem en een centrale coherentieprobleem (dit wordt gerelateerd aan het zich richten op details in plaats van het gestalt) geconstateerd. Op achtjarige leeftijd was dit percentage niet alleen beduidend lager (19%), maar blijkt dat er vooral veranderingen zijn in de combinaties van het type problemen. Een kind dat eerst wel een ef-probleem had, maar geen ToM-probleem, kan op latere leeftijd bijvoorbeeld juist wel een ToM-probleem hebben en geen ef-probleem. De ef-problemen op vijfjarige leeftijd hebben wel een voorspellende waarde op het al dan niet aanwezig zijn van ToMproblemen op achtjarige leeftijd. Ondanks dat een ef-probleem dus niet stabiel is, kan het wel zinvol zijn om vast te stellen of er (g)een ef-probleem is. Als er sprake is van een ef-probleem op een bepaald moment in iemands leven dan kan dit betekenen dat iemand later nog steeds ToM-problemen heeft. Preventief zou het dan gunstig voor iemand met autisme kunnen zijn om op jonge leeftijd zowel ef- als ToM-vaardigheden te trainen. Is er een ef-probleem bij mensen met autisme? Ja, maar niet voor iedereen met autisme, niet voor iedere levensfase en ieder deeldomein even sterk en het is belangrijk dat u weet wat u meet. Voor de mensen met autisme die daadwerkelijk een ef-probleem hebben is het belangrijk om dit vast te stellen en te begrijpen. Alleen dan kunnen we iets doen aan de ef-problemen. Om juist deze ef-problemen aan te pakken worden er allerhande eftrainingen ontwikkeld zoals trainingen die zich specifiek richten op het werkgeheugen of op planningsvaardigheden. Een openstaande vraag is of dit type interventies geschikt is
Is er bij mensen met autisme sprake van executief disfunctioneren?
43
Literatuur Adams, N.C. & Jarrold, C. (2011). Inhibition in autism: Children with autism have difficulty inhibiting irrelevant distractors but not prepotent responses. Journal of Autism and Developmental Disorders, 42, 1052-1063. apa (2000). Diagnostic and statistical manual of mental disorders. Washington dc: American Psychiatric Association. Aron, A.R. (2011). From reactive to proactive and selective control: Developing a richer model for stopping inappropriate responses. Biological Psychiatry, 69, 55. Baron-Cohen, S. (1995). Mindblindness: An essay on autism and theory of mind. Cambridge, ma: mitt press. Bastiaansen, J.A., Thioux, M., Nanetti, L., Van der Gaag, C., Ketelaars e.a.. (2011). Age-Related Increase in Inferior Frontal Gyrus Activity and Social Functioning in Autism Spectrum Disorder. Biological Psychiatry, 69, 832-838. Berger, H.J.C., Aerts, F.H.T.M., Spaendonck, K.P.M.V., Cools, A.R. & Teunisse, J.P. (2003). Central coherence and cognitive shifting in relation to social improvement in high-functioning young adults with autism. Journal of Clinical and Experimental Neuropsychology, 25, 502-511. Casey, B.J., Trainor, R.J., Orendi, J.L. e.a., (1997). A developmental functional mri study of prefrontal
activation during performance of a go-no-go task. Journal of Cognitive Neuroscience, 9(6), 835-847. Christ, S.E., Kester, L.E., Bodner, K.E. & Miles, J.H. (2011). Evidence for selective inhibitory impairment in individuals with autism spectrum disorder. Neuropsychology, 25, 690-701. Damasio, A.R. & Maurer, R.G. (1978). A neurological model for childhood autism. Archives of Neurology, 35(12), 777-786. Delis, D.C., Kaplan, E. & Kramer, J.H. (2001). The Delis-Kaplan Executive Function System: Examiner’s manual. San Antonio: The Psychological Corporation. Eriksen, B.A. & Eriksen, C.W. (1974). Effects of noise letters upon the identification of a target letter in a nonsearch task. Attention, Perception & Psychophysics, 16, 143-149. Esbensen, A., Seltzer, M., Lam, K. & Bodfish, J. (2009). Age-related differences in restricted repetitive behaviors in Autism Spectrum Disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 39, 57-66. Eylen, L. van, Boets, B., Steyaert, J., Evers, K., Wagemans, J. & Noens, I. (2011). Cognitive flexibility in autism spectrum disorder: Explaining the inconsistencies? Research in asd, 5, 1390-1401. Gathercole, S.E. & Alloway, T.P. (2006). Practitioner Review: Short-term and working memory impairments in neurodevelopmental disorders:
Tijdschrift voor Neuropsychologie 2013 jrg. 8 nr. 1 Artikelen
voor mensen met autisme. Is het zinvol om bijvoorbeeld het werkgeheugen of de cognitieve flexibiliteit te trainen bij alle mensen met autisme of is dit alleen zinvol voor die mensen met autisme die ook daadwerkelijk een werkgeheugen- of cognitieve flexibiliteitsprobleem hebben? Een studie van een aantal jaren geleden (Berger e.a., 2004) laat zien dat mensen met autisme die geen moeite met de wcst hebben, baat hebben bij een sociale vaardigheidstraining, en mensen die hier wel moeite mee hebben laten juist nauwelijks tot geen vooruitgang zien bij zo’n training. Individuele verschillen kunnen dus bepalend zijn voor het al dan niet inzetten van een interventie en het lijkt plausibel dat dit ook zal gelden voor ef-trainingen. Om in te kunnen schatten of iemand baat zal hebben bij een specifieke interventie is het belangrijk om eerst te weten hoe we een probleem het beste kunnen vaststellen. Pas als we weten wat iemand kan en niet kan, kunnen we namelijk goede interventies ontwikkelen. In dit artikel spreek ik van een probleem als iemand uitvalt op een cognitieve taak terwijl mensen zelf of mensen uit hun omgeving prima ef-klachten kunnen ervaren/observeren en we dit niet kunnen vaststellen met onze neuropsychologische test. Ook dan is hulp geïndiceerd, maar de vraag is of er ook een ef-probleem ten grondslag ligt aan hetgeen we observeren in het dagelijks leven. Hierbij is het belangrijk om niet te vergeten dat ef-problemen niet statisch zijn en dat dus het ontwikkelingsperspectief niet uit het oog verloren moet worden.
Hilde M. Geurts
Tijdschrift voor Neuropsychologie 2013 jrg. 8 nr. 1 Artikelen
Diagnosis and remedial support. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 47, 4-15. Geurts, H.M. (april 2012). ef bij mensen met autisme: De stand van zaken. Nijmegen: Nederlandse Vereniging voor Neuropsychologie. Geurts, H.M. & Bringmann, L. (2010). Planning in autisme: Een kwalitatieve en kwantitatieve ana lyse. Wetenschappelijk Tijdschrift Autisme, 1, 4-14. Geurts, H.M., Corbett, B. & Solomon, M. (2009). The paradox of cognitive flexibility in autism. Trends in Cognitive Science, 13, 74-82. Geurts, H.M., Verté, S., Oosterlaan, J., Roeyers, H. & Sergeant, J.A. (2004). How specific are executive functioning deficits in attention deficit hyperactivity disorder and autism? Journal of Child Psychology and Psychiatry, 45, 836-854. Geurts, H.M. & Vissers, M.E. (2011). Elderly with autism: Executive functions and memory. Journal of Autism and Developmental Disorders, 42, 665675. Grant, D.A. & Berg, E.A. (1948). A behavioral analysis of degree of reinforcement and ease of shifting to new responses in a Weigel-type card-sorting problem. Journal of Experimental Psychology, 38, 404-411. Happé, F., Booth, R., Charlton, R. & Hughes, C. (2006). Executive function deficits in autism spectrum disorders and attention-deficit/hyperactivity disorder: Examining profiles across domains and ages. Brain and Cognition, 61, 25-39. Hill, E.L. (2004). Evaluating the theory of executive dysfunction in autism. Developmental Review, 24, 189-233. Kenworthy, L., Yerys, B.E., Anthony, L.G. & Wallace, G.L. (2008). Understanding executive control in autism spectrum disorders in the lab and in the real world. Neuropsychological Revalidation, 18, 320-338. Koshino, H., Kana, R.K., Keller, T.A., Cherkassky, V.L., Minshew, N.J. & Just, M.A. (2008). fmri investigation of working memory for faces in autism: Visual coding and underconnectivity with frontal areas. Cerebral Cortex, 18, 289-300. Lezak, M.D., Howieson, D.B., Loring, D.W., Hannay, H.J. & Fischer, J.S. (2004). Neuropsychological assessment (4th ed.). New York: Oxford University Press. Logan, G.D., Cowan, W.B. & Davis, K.A. (1984). On the ability to inhibit simple and choice reaction time responses: A model and a method. Journal
44
of Experimental Psychology: Human Perception and Performance, 10(2), 276. Luna, B., Doll, S.K., Hegedus, S.J., Minshew, N.J. & Sweeney, J.A. (2007). Maturation of executive function in autism. Biological Psychiatry, 61, 474-481. Maes, J.H., Eling, P.A., Wezenberg, E., Vissers, C.T. & Kan, C.C. (2011). Attentional set shifting in autism spectrum disorder: Differentiating between the role of perseveration, learned irrelevance, and novelty processing. Journal of Clinical and Experimental Neuropsychology, 33, 210-217. Ozonoff, S. (1995). Reliability and validity of the Wisconsin Card Sorting Test in studies of autism. Neuropsychology, 9, 491-500. Pellicano, E. (2010). Individual differences in Executive Function and central coherence predict developmental changes in Theory of Mind in autism. Developmental Psychology, 46, 530-544. Rubia, K., Russell, T., Overmeyer, S., Bramner, M.J., Bullmore, E.T., Sharma T. e.a. (2001). Mapping motor inhibition: Conjuctive brain activation across different versions of go/no-go and stop tasks. Neuroimage, 13, 250-261. Russo, N., Flanagan, T., Iarocci, G., Berringer, D., Zelazo, P.D. & Burack, J.A. (2007). Deconstructing executive deficits among persons with autism: Implications for cognitive neuroscience. Brain and Cognition, 65, 77-86. Samson, D., Apperly, I.A. & Humphreys, G.W. (2007). Error analyses reveal contrasting deficits in "theory of mind": Neuropsychological evidence from a 3-option false belief task. Neuropsychologia, 45, 2561-2569. Seltzer, M.M., Shattuck, P., Abbeduto, L. & Greenberg, J.S. (2004). Trajectory of development in adolescents and adults with autism. Mental Retardation and Developmental Disabilities Research Reviews, 10, 234-247. Shallice, T. (1982). Specific impairments of planning. Philosophical Transactions of the Royal Society of London B, 298, 199-209. Semrud-Clikeman, M., Walkowiak, J., Wilkinson, A. & Butcher, B. (2010). Executive functioning in children with Asperger syndrome, adhd-combined type, adhd-predominately inattentive type, and controls. Journal of Autism and Developmental Disorders, 40, 1017-1027. Stroop, J.R. (1935). Studies of interference in serial verbal reactions. Journal of Experimental Psychology, 18(6), 643.
Is er bij mensen met autisme sprake van executief disfunctioneren?
45
Betto Deelmanprijs voor Hanna Swaab Hanna Swaab, hoogleraar Neuropedagogiek en Ontwikkelingsstoornissen aan de Universiteit van Leiden, is door de Stichting Neuropsychologie onderscheiden met de tweejaarlijkse Betto Deelmanprijs. Zij ontvangt de prijs – een oorkonde en een geldbedrag van vijfduizend euro – op 5 april 2013 in een openbare bijeenkomst. Nadere informatie daarover zal later worden gegeven. Hanna Swaab is hoogleraar op het vakgebied van de pedagogische Wetenschappen, orthopedagogiek m.b.t. diagnostiek, i.h.b. neuropedagogisch assessment. Hiervoor heeft zij ruim achttien jaar gewerkt op de afdeling Kinder- en Jeugdpsychiatrie van het Academisch Ziekenhuis in Utrecht (divisie Hersenen) en het Rudolf Magnus Instituut voor
Neurowetenschappen. Naast haar wetenschappelijk onderzoek en onderwijsactiviteiten aan de universiteiten in Utrecht en Leiden, heeft zij zich ook met hart en ziel ingezet voor de Sectie Neuropsychologie van het nip en voor de postdoctorale opleiding Klinisch Neuropsycholoog. De Stichting Neuropsychologie heeft als doel wetenschappelijk onderzoek in de neuropsychologie en de klinische toepassing ervan te bevorderen en de publieke bekendheid ervan te vergroten. De stichting tracht dit doel onder meer te verwezenlijken door de Betto Deelmanprijs uit te reiken. Contact: dr. Paul Eling, Stichting Neuropsychologie, T 024-3612557,
[email protected]
Tijdschrift voor Neuropsychologie 2013 jrg. 8 nr. 1 Artikelen
Vries, M. de & Geurts, H.M. (2012). Cognitive flex- Williams, D.L., Goldstein, G. & Minshew, N.J. ibility in asd: Task switching with emotional (2006). The profile of memory function in chilfaces. Journal of Autism and Developmental Disordren with autism. Neuropsychology, 20, 21-29. ders, 42, 2558-2568. Wilson, B.A., Alderman, N., Burgess, P.W., Emslie, Vries, M. de & Geurts, H.M. (in voorbereiding). H. & Evans, J.J. (1996). Behavioural assessment of Working memory and inhibtion in children with the dysexecutive syndrome. Bury St. Edmunds, UK: asd. Thames Valley Test Company. Willcutt, E.G., Sonuga-Barke, E.J.S., Nigg, J.T. & Zinke, K., Fries, E., Altgassen, M., Kirschbaum, C., Sergeant, J.A. (2008). Recent developments in Dettenborn, L. & Kliegel, M. (2010). Visuospatial neuropsychological models of childhood psy short-term memory explains deficits in Tower chiatric disorders. Advances in Biological PsychiaTask Planning in high-functioning children with try, 24, 195-226. Autism Spectrum Disorder. Child Neuropsychology, 16, 229-241.