ADHD en autisme: Zijn er verschillen?
ADHD en autisme: Zijn er verschillen? Terecht zullen velen die deze vraag lezen hier een bevestigend antwoord op geven. Niettemin zijn deze ontwikkelingsstoornissen soms lastig te onderscheiden. De achterliggende verklaringen van het gedrag van deze kinderen overlappen en op neuropsychologisch vlak is er eveneens overlap. In dit artikel zal onderzoek besproken worden naar zowel de verschillen als de overeenkomsten tussen ADHD en autisme. In het kort, kinderen met ADHD (Attention Deficit Hyperactivity Disorder) kenmerken zich door aandachtstekort en/of hyperactiviteit/impulsiviteit en kinderen met autisme door beperkingen in sociaal contact, beperkingen in communicatie, en beperkingen in belangstelling en activiteiten (APA, 1994). Zowel ADHD als autisme worden geassocieerd met motorische problemen, aandachtsstoornissen, problemen in sociale relaties, en taalgerelateerde problemen. Dit maakt dat het in de klinische praktijk soms lastig is om duidelijk te krijgen welke diagnose nu meer passend is bij een specifiek kind. Dit geldt zeker als het kind normaal of boven gemiddeld intelligent is. De vraag is of een neuropsychologisch onderzoek een bijdrage zou kunnen leveren aan de differentiaal diagnostiek tussen ADHD en autisme. Zowel in theorieën over ADHD als over autisme wordt een probleem in het executieve functioneren (EF) verondersteld. EF is een overkoepelende term voor verschillende, aan elkaar gerelateerde, vaardigheden. De gemeenschappelijke factor van deze vaardigheden is dat men ze nodig heeft in situaties waarin snelle en routinematige oplossingen niet werken. Bovendien zijn ze van belang voor adequaat en doelgericht gedrag. Executieve functies (EFs) zoals het stoppen van gedrag (inhibitie), het kunnen veranderen van gedrag (cognitieve flexibiliteit), het tijdelijk onthouden van informatie tijdens het uitvoeren van een opdracht (werkgeheugen), het kunnen bedenken van allerhande nieuwe strategieën (fluency), en het kunnen plannen van gedrag (planning) zijn allen meta-cognitieve vaardigheden (Denckla, 1996; Lezak, 1995). Deze vaardigheden zijn essentieel in alledaagse taken zoals bijvoorbeeld het volgen van een voetbalwedstrijd, het in gedachten herinrichten van een kamer om ruimte te creëren voor een nieuwe kast, of het lezen van een boek (Shah & Miyake, 1999). Bij ADHD wordt een slechte inhibitoire controle gezien als centrale stoornis. Gepostuleerd wordt dat deze stoornis secundaire stoornissen veroorzaakt in alle
andere EFs (Barkley, 1997a, 1997b, 1997c). Zoals net vermeld wordt ook autisme met een aantal EF-deficiënties geassocieerd, zoals bijvoorbeeld op het gebied van werkgeheugen, cognitieve flexibiliteit en planning ( Bishop, 1993; Hughes, Russell, & Robins, 1994; Russell, 1997). Het gegeven dat beide stoornissen geassocieerd worden met EF-deficiënties maakt het discutabel of EF-problematiek wel de verklarende factor is voor zowel ADHD als autisme. Pennington en Ozonoff (1996) beargumenteren, op basis van een uitgebreide literatuurstudie, dat er mogelijk een dubbele dissociatie is tussen ADHD en autisme op het gebied van hun specifieke EFproblematiek. Verder geven ze aan dat de EF-problematiek ernstiger is in autisme dan in ADHD. Dit impliceert dat, ondanks het feit dat ADHD en autisme twee verschillende stoornissen zijn, de EF-problematiek toch bij beide stoornissen een centrale verklaring voor het vertoonde gedrag kan zijn. In de periode 1998-2002 werd een promotieonderzoek1 uitgevoerd waarin de verschillen en overeenkomsten tussen ADHD en autisme zijn onderzocht op het gebied van taalpragmatiek (hierover straks meer) en EF-profielen. De kinderen met autisme waren allen hoog functionerende kinderen met autisme (HFA), dat wil zeggen dat er sprake is van autisme zonder dat er tegelijkertijd sprake is van zwakbegaafdheid. Hieronder volgen de voornaamste conclusies uit dit onderzoek, maar eerst zal kort de diagnostiek aan de orde komen. In dit onderzoek naar EF-profielen bij kinderen met ADHD en HFA is er namelijk veel tijd geïnvesteerd in het gedegen diagnosticeren van de kinderen. Eén van de redenen voor deze uitgebreide diagnostiek is dat dit vaak niet goed gebeurde in eerder onderzoek. Hierdoor werd het lastig om te bepalen of de bevindingen niet lagen aan de aanwezigheid van comorbide stoornissen zoals de gedragstoornis (conduct disorder oftewel CD), de oppositioneel-opstandige gedragsstoornis (oppositional defiant disorder; ODD) of het syndroom van Gilles de la Tourette (TS). Deze stoornissen worden namelijk ook geassocieerd met EF-deficiënties. Uiteindelijk deden 54 kinderen met ADHD, 41 kinderen met HFA, en 41 normale controles mee aan het onderzoek naar EF-profielen. Al deze kinderen waren reeds bekend met een klinische diagnose maar deze werden geverifieerd doordat de ouders en de 1
Dit artikel is gebaseerd op het proefschrift: Executive Functioning Profiles in ADHD and HFA. Verdediging op 11 november 2003. Promotor prof.dr. J.A. Sergeant (afdeling Klinische Neuropsychologie van de Vrije Universiteit te Amsterdam) en copromotoren dr. J. Oosterlaan (eveneens van de afdeling Klinische Neuropsychologie) en prof.dr. H. Roeyers (Vakgroep Experimenteel-klinische en Gezondheidspsychologie, Universiteit van Gent te Gent).
leerkrachten van de kinderen een serie vragenlijsten over het gedrag van hun kind hebben ingevuld plus dat er bij de ouders nog twee diagnostische interviews zijn afgenomen (namelijk de Diagnostic Interview Schedule for Children for DSM-IV, parent version [Shaffer, Fisher, Lucas, Dulcan, & Schwab-Stone, 2000] en de Revised Autism Diagnostic Interview [ADI-R, e.g., Le Couteur et al., 1989; Lord, Rutter, & Le Couteur, 1994]). In het promotieonderzoek wordt aangetoond dat 1) ADHD geassocieerd is met deficiënties op het gebied van inhibitie en fluency, maar juist niet met problematiek op het gebied van visueel werkgeheugen, cognitieve flexibiliteit, en planning; 2) HFA geassocieerd is met een breed scala aan EF-deficiënties zoals inhibitie, cognitieve flexibiliteit, planning, en fluency; en 3) dat er bij kinderen met HFA niet alleen sprake is van méér EF-problematiek dan bij kinderen met ADHD, maar dat de problematiek ook ernstiger is. Dit komt met name naar voren op het gebied van cognitieve flexibiliteit en planning. De bevindingen in relatie tot ADHD ondersteunen de theorie van Barkley niet. Kinderen met ADHD hebben een probleem met inhibitoire controle, maar dit inhibitieprobleem is niet uniek voor ADHD (zie ook Oosterlaan, Logan, & Sergeant, 2001), want HFA kinderen hebben ook moeite met inhiberen. Verder hebben kinderen met ADHD geen problemen met alle verschillende vormen van inhibitie waarnaar gekeken is binnen dit onderzoek. Tevens hebben ze geen problemen in alle andere EF-domeinen. De bevindingen met betrekking tot de HFA groep ondersteunen wel het EFmodel voor autisme (Russel, 1997). Kinderen met HFA hebben ernstige problemen op een breed scala aan EFs. In dit onderzoek kunnen we juist niet differentiëren tussen kinderen met HFA en normale controle kinderen op een visuele werkgeheugen taak, terwijl dit op basis van de theorie wel verwacht zou worden. Dit komt overeen met ander recent onderzoek waarbinnen ook geen autisme-specifiek werkgeheugen probleem werd gevonden (Ozonoff & Strayer, 2001). Dit impliceert dat, ondanks dat de EF-deficiëntie in HFA algemener is dan in ADHD, het veronderstellen van een algemene EF-deficiëntie niet voldoende is om het patroon van bevindingen uit dit promotieonderzoek te verklaren. Een andere theorie die vaak genoemd wordt in verband met autisme is de ‘Theory of Mind’ (ToM; Baron-Cohen, 2000; Leslie, 1987). De ToM postuleert dat kinderen met autisme niet in staat zijn om af te leiden wat er in iemand anders’ hoofd omgaat, dus dat ze bijvoorbeeld moeite hebben om
zich te verplaatsen in een ander. Mogelijk is er bij kinderen met HFA zowel een probleem in EF als in de ToM, al is er discussie of EF-problemen en ToM-problemen wel van elkaar te onderscheiden zijn. Pennington en Ozonoff (1996) voorspelden op basis van hun overzichtsartikel dat kinderen met ADHD inhibitieproblemen zouden hebben en geen werkgeheugenproblemen en dat kinderen met HFA juist precies het tegenovergestelde patroon zouden laten zien (een dubbele dissociatie). Ondanks dat cognitieve flexibiliteit en planning discrimineren tussen kinderen met ADHD en kinderen met HFA, wordt de dubbele dissociatie hypothese van Pennington en Ozonoff voor ADHD en HFA niet bevestigd. Dit is een belangrijke bevinding, aangezien de huidige theorieën over psychopathologie bij kinderen juist de specificiteit van EF-deficiënties voor verschillende syndromen benadrukken (e.g., Barkley, 1997a, 1997b, 1997b; Pennington & Ozonoff, 1996). Een mogelijke verklaring voor het niet vinden van duidelijk te onderscheiden profielen voor ADHD en HFA zou het ‘task-impurity’ probleem van de gebruikte EFtaken kunnen zijn. Het ‘task-impurity’ probleem verwijst naar het probleem dat bij het uitvoeren van een EF-taak niet slechts één proces, maar juist vele verschillende processen betrokken zijn. Deze verschillende processen zijn moeilijk van elkaar te (onder)scheiden. De onzekere validiteit en de lage test-hertest betrouwbaarheid van klassieke neuropsychologische taken zijn terugkerende thema’s in de meeste artikelen en hoofdstukken over EF (e.g., Pennington & Ozonoff, 1996; Sergeant, Geurts, & Oosterlaan, 2002). Ook in de factor-analytische studies die we hebben verricht (zie het proefschrift) is te zien dat, ondanks dat we verschillende theoretische modellen konden fitten, er nog hoge residuen waren. Dit betekent dat er naast de meetfout in de instrumenten, ook nog een mediërende factor zou kunnen zijn die niet valt onder het overkoepelende begrip EF. De uitkomsten van zowel eerdere studies als deze studie zijn deels bepaald door de keuze van de taken en de afhankelijke variabelen. Naast klassieke neuropsychologische taken, zoals de WCST (cognitieve flexibiliteit) en de ToL (planning), zijn er ook meer theoretische gefundeerde taken afgenomen zoals bijvoorbeeld de Stop-Signaal taak, waarbij verondersteld wordt dat er minder sprake is van het hierboven genoemde ‘task-impurity’ probleem. Bij dit type taken worden de taak parameters beïnvloed om direct het effect van de manipulatie op prestatie binnen proefpersonen te bekijken in plaats van tussen proefpersonen. Het is extra
opvallend dat ook met dit type taken (zoals dus de Stop-Signaal taak) kinderen met ADHD en HFA niet van elkaar te onderscheiden zijn. Uit het onderzoek blijkt ook dat de huidige generatie EF-taken geen grote bijdrage levert aan een heldere klinische diagnose in verband met ADHD en HFA. Dit concluderen we ondanks dat 56% van de kinderen correct werd ingedeeld (onderzocht met behulp van discriminant analyses) in één van de drie groepen, namelijk ADHD, HFA ofwel de normale controle groep (33% is kansniveau). De sensitiviteit van de EF batterij (67% correct geclassificeerde kinderen in de ADHD groep en 46% correct geclassificeerde kinderen in de HFA groep), maar met name de specificiteit (50% correct geclassificeerde kinderen in de normale controle groep) was beperkt. De Solanto e.a. studie (2001) heeft laten zien dat met een combinatie van twee taken die ontwikkeld zijn vanuit verschillende theorieën over ADHD (namelijk de inhibitie/EFtheorie van Barkley [1997a; 1997b; 1997c] en de “delay aversion” theorie van Sonuga Barke [zie Sonuga-Barke, Taylor, Sembi, & Smith, 1992]) omtrent 89% van de ADHD kinderen en 85% van de normaal ontwikkelende kinderen correct geclassificeerd werden. Een combinatie van paradigma’s, ontwikkeld vanuit verschillende theorieën, lijkt de classificatie van kinderen in diagnostische entiteiten te verbeteren. De huidige bevindingen impliceren overigens niet dat neuropsychologisch onderzoek bij deze groepen kinderen niet nuttig is. Neuropsychologisch onderzoek geeft wel degelijk inzicht in de specifieke sterktes en zwaktes van een individueel kind onafhankelijk van de diagnose en deze kennis kan richtlijnen geven voor de vormgeving van kind-specifieke behandelprogramma’s. Multidisciplinaire diagnostiek, waarbinnen onder andere een ontwikkelingsanamnese tot de middelen behoort, blijft essentieel voor het stellen van de diagnose autisme dan wel ADHD. Naast overlap op het gebied van EFs is er ook symptomatische overlap tussen ADHD en HFA. In het onderhavige onderzoek is ook gekeken naar deze symptomatische overlap, namelijk op het gebied van taalpragmatiek. De Children’s Communication Checklist (CCC, Bishop, 1998) is gebruikt om te onderzoeken of 1) pragmatische problemen zowel bij ADHD als bij HFA naar voren komen en of 2) ADHD en HFA van elkaar onderscheiden kunnen worden op basis van de ernst en het type pragmatische problemen die ze hebben. In het kort, pragmatiek zijn de regels voor het gebruik van taal in sociale situaties, zoals bijvoorbeeld weten wanneer je aan de beurt bent in een gesprek. Voor dit onderzoek zijn er twee verschillende studies
gedaan2. Aan de eerste studie deden ouders en leerkrachten van 50 kinderen met ADHD, 50 kinderen met autisme, en van 50 normale controles mee (diagnostiek door multidisciplinaire teams gespecialiseerd in ontwikkelingsstoornissen) en bij het tweede onderzoek werden gegevens verzameld over 23 kinderen met ADHD, 42 kinderen met HFA, en 35 normale controles (deze kinderen deden ook mee in het onderzoek naar de EF-profielen). We laten zien dat zowel kinderen met HFA als kinderen met ADHD inderdaad pragmatische taalproblemen hebben. Verder, gezien de resultaten op de CCC, verschillen kinderen met ADHD en kinderen met HFA wel in de ernst van hun pragmatische taalproblemen, maar niet zo zeer in de aard van hun pragmatische taalproblemen. De pragmatische problemen bij zowel HFA als ADHD worden mogelijk veroorzaakt door EF problemen (Tannock & Schachar, 1996). Dit zou betekenen dat de huidige bevindingen van ernstigere en meer algemene pragmatische problematiek in HFA, de conclusie dat met name HFA gezien kan worden als een executieve stoornis onderstreept. Op basis van de resultaten van het onderzoek naar taalpragmatiek lijkt het zinvol om in de klinische praktijk kinderen met ADHD te screenen voor eventuele pragmatische taalproblemen zodat hier in hun behandeling aandacht aan besteed kan worden. In de dagelijkse klinische praktijk wordt dit aspect van ADHD namelijk mogelijk onderschat. Met de CCC worden ongeveer 78% van de kinderen met ADHD, HFA of kinderen zonder diagnose, correct geclassificeerd en de specificiteit van de CCC is hoog (98 tot 100%). Een diagnose ADHD die slechts gebaseerd is op de DSM-IV (APA, 1994), is in ieder geval niet voldoende om de problemen te beschrijven die kinderen met ADHD mogelijk hebben. Uit een andere studie van onze onderzoeksgroep (Verté, Geurts, Roeyers, Oosterlaan, & Sergeant, 2003) blijkt dat bij 99 kinderen met een klinische diagnose van autisme (en deze werd bevestigd door het gebruik van de ADI-R), 42 kinderen (42%) ook voldoen aan de criteria voor een diagnose ADHD. In het huidige onderzoek zijn van de 86 kinderen met een klinische diagnose ADHD, 22 kinderen (26%) van het onderzoek uitgesloten omdat er mogelijk sprake was van een stoornis binnen het autisme spectrum (N.B. dit was op basis van de ADI-R). Mogelijk krijgen dus te veel kinderen de diagnose ADHD, terwijl een 2
Dit onderzoek vond plaats in samenwerking met drs. S. Verté (Universiteit van Gent), dr. C.A. Hartman (Rijksuniversiteit Groningen), drs. E.J. Mulder (Rijksuniversiteit Groningen) en prof.dr. I. van Berckelaer-Onnes (Universiteit Leiden).
diagnose binnen het autistisch spectrum beter de problematiek zou beschrijven. De relatie tussen ADHD en autisme is dus zeker iets wat nog verder onderzoek behoeft. Om nog terug te komen op de vraag of er verschillen zijn tussen ADHD en autisme. Ja, er zijn zeer zeker verschillen, maar de overeenkomsten op het gebied van de neuropsychologie en de pragmatiek maken dat het goed is dat in de klinische praktijk verder wordt gekeken dan het ‘etiket’ op basis van de DSM-IV (APA, 1994) en dat juist de problematiek van ieder individueel kind goed in kaart wordt gebracht.
Referenties
American Psychiatric Association. (1994). Diagnostic and statistical manual of mental disorders (4th ed.). Washington, DC: Author. Barkley, R. A. (1997a). Attention-deficit/hyperactivity disorder, self regulation, and time: Towards a more comprehensive theory. Developmental and Behavioral Pediatrics, 18, 271-279. Barkley, R. A. (1997b). Behavioural inhibition, sustained attention, and executive functions: Constructing a unifying theory of AD/HD. Psychological Bulletin, 121, 65-94. Barkley, R. A. (1997c). ADHD and the nature of self-control. New York: The Guilford Press. Baron-Cohen, S. (2000). Theory of Mind and autism: a fifteen-year review. In: S. Baron-Cohen, H. Tager-Flusberg, & D. J. Cohen. Understanding other minds (pp. 3-20). Oxford: Oxford University Press. Bishop, D. V. M. (1993). Annotation: Autism, executive functions and theory of mind: A neuropsychological perspective. Journal of Child Psychology and Psychiatry and Allied Disciplines, 34, 279-293. Bishop, D. V. M. (1998). Development of the Children's Communication Checklist (CCC): A method for assessing qualitative aspects of communicative impairment in children. Journal of Child Psychology and Psychiatry and Allied Disciplines, 39, 879-891. Denckla, M. B. (1996). A theory and model of executive function: A neuropsychological perspective. In G. R. Lyon & N. A. Krasnegor (Eds.), Attention, memory, and executive function (pp. 263-277). Baltimore, MD: Paul H. Brookes. Hughes, C., Russell, J., & Robbins, T. W. (1994). Evidence for executive dysfunction in autism. Neuropsychologia, 32, 477-492. Le Couteur, A., Rutter, M., Lord, C., Rios, P., Robertson, S., Holdgrafer, M., & McLennan, J. (1989). Autism diagnostic interview: A standardized investigatorbased instrument. Journal of Autism and Developmental Disorders, 19, 363-387. Leslie, A. M. (1987). Pretence and representation: The origins of “Theory of Mind”. Psychological Review, 94, 412-426. Lezak, M. D. (1995). Neuropsychological assessment (3th ed.). New York: Oxford University Press.
Lord, C., Rutter, M., & Le Couteur, A. (1994). Autism Diagnostic InterviewRevised: A revised version of a diagnostic interview for caregivers of individuals with possible pervasive developmental disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 24, 659-685. Oosterlaan, J., Logan, G. D., & Sergeant, J. A. (1998). Response inhibition in AD/HD, CD, comorbid AD/HD+CD, anxious, and control children: A meta-analysis of studies with the stop task. Journal of Child Psychology and Psychiatry and Allied Disciplines, 39, 411-425. Ozonoff, S. & Strayer, D. L. (2001). Further evidence for intact working memory in autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 31, 257-263. Pennington, B. F., & Ozonoff, S. (1996). Executive functions and developmental psychopathology. Journal of Child Psychology and Psychiatry and Allied Disciplines, 37, 51-87. Russell, J. (1997). Autism as an executive disorder. Oxford: Oxford University Press. Sergeant, J. A., Geurts, H. M., & Oosterlaan, J. (2002). How specific is a deficit of executive functioning for attention-deficit/hyperactivity disorder? Behavioural Brain Research, 130, 3-28. Shaffer, D., Fisher, P., Lucas, C. P., Dulcan, M. K., & Schwab-Stone, M. E. (2000). NIMH Diagnostic Interview Schedule for Children version IV (NIMH DISCIV): Description, differences from previous versions, and reliability of some common diagnoses. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 39, 28-38. Shah P., & Miyake, A. (1999). Models of working memory: An introduction. In A. Miyake, & P. Shah (Eds.), Models of working memory: Mechanisms of active maintenance and executive control (pp. 102-134). Cambridge: Cambridge University Press. Solanto, M. V., Abikoff, H., Sonuga-Barke, E., Schachar, R., Logan, G. D., Wigal, T., Hechtman, L., & Hinshaw, S. (2001). The ecological validity of delay aversion and response inhibition as measures of impulsivity in AD/HD: A supplement to the NIMH Multimodal Treatment Study of AD/HD. Journal of Abnormal Child Psychology, 29, 215-228.
Sonuga Barke, E. J. S., Taylor, E., Sembi, S., & Smith, J. (1992). Hyperactivity and delay aversion I: The effect of delay on choice. Journal of Child Psychology and Psychiatry and Allied Disciplines, 33, 387-398. Tannock, R., & Schachar, R. (1996). Executive dysfunction as an underlying mechanism of behavior and language problems in attention deficit hyperactivity disorder. In J. H. Beitchman & N. J. Cohen (Eds.), Language, learning, and behavioural disorders (pp. 128-155). New York: Cambridge University Press. Verté, S., Geurts, H. M., Roeyers, H., Oosterlaan, J., & Sergeant, J. A. (2003). Executive functioning in children with autism and the syndrome of Gilles de la Tourette. Manuscript submitted for publication.
