Afsluiting van oesofagobronchiale fistels: betere resultaten met zelfexpanderende stents dan met plastic endoprothesen

Oorspronkelijke stukken

Afsluiting van oesofagobronchiale fistels: betere resultaten met zelfexpanderende stents dan met plastic endoprothesen w.kooijman, b.g.taal en h.boot Maligniteiten van de oesofagus hebben vanwege hun vaak late manifestatie een slechte prognose. Een oesofagobronchiale fistel, dat wil zeggen een verbinding tussen de oesofagus en bronchusboom, komt weinig voor (bij 5-10% van de patiënten), maar heeft ernstige gevolgen voor de patiënt.1 Zo’n fistel kan ontstaan ten gevolge van doorgroei van het oesofaguscarcinoom of andersom ten gevolge van een primair longcarcinoom met lokale doorgroei naar de oesofagus, en soms treedt fistelvorming op door weefselverval als complicatie van de behandeling. De karakteristiekste klacht is hoesten na eten of drinken. Dit wordt vaak gevolgd door het opgeven van sputum, dyspnoe en koorts, wijzend op een aspiratiepneumonie. Het optreden van een fistel is een levensbedreigende situatie met een mediane overleving van slechts 5 weken.2 3 Eenvoudige en snelle palliatie is dan ook van groot belang. Deze kan met het plaatsen van een endoprothese worden bereikt. Plastic endoprothesen zijn sinds de jaren zeventig in gebruik.4 Vóór de endoscopische plaatsing moeten er vrijwel steeds meerdere dilataties worden uitgevoerd om een voldoende grote diameter van de oesofagus te bereiken. Dit kan de fistel groter maken. Er bestaat een technisch probleem indien er geen stenose is door weefselverval, zodat de buis niet goed op zijn plaats gehouden kan worden. De laatste jaren zijn er metalen zelfexpanderende (uitklapbare) stents ontwikkeld.5 Deze endoprothesen worden in ingeklapte vorm ingebracht, zodat er vóór de plaatsing niet of nauwelijks gedilateerd behoeft te worden. Eenmaal ter plaatse zet de stent zich uit en bereikt deze zijn volledige diameter. Deze zelfexpanderende stents bestaan uit een open metalen structuur. Om ingroei van de tumor te voorkomen kunnen ze bedekt zijn met een plastic omhulsel (coating). Deze gecoate buisjes zijn ook uitermate geschikt om een fistelopening af te sluiten. Wij zijn in een retrospectief onderzoek bij patiënten met een oesofagobronchiale fistel de resultaten van de plastic endoprothesen en die van de zelfexpanderende stents nagegaan.

Nederlands Kanker Instituut/Antoni van Leeuwenhoek Ziekenhuis, afd. Gastro-enterologie en Medische Oncologie, Plesmanlaan 121, 1066 CX Amsterdam. Mw.W.Kooijman, co-assistent; mw.dr.B.G.Taal, internist; dr.H.Boot, gastro-enteroloog. Correspondentieadres: mw.dr.B.G.Taal.

samenvatting Doel. Nagaan van de resultaten van plastic endoprothesen en van zelfexpanderende stents bij patiënten met een oesofagobronchiale fistel. Opzet. Retrospectief, beschrijvend. Plaats. Nederlands Kanker Instituut/Antoni van Leeuwenhoek Ziekenhuis, Amsterdam. Methode. In de periode 1 januari 1991-31 augustus 1995 waren er 42 patiënten met een oesofagobronchiale fistel vanwege een maligniteit in de oesofagus, de longen of het mediastinum bij wie een endoprothese werd geplaatst. Aanvankelijk werd een plastic endoprothese met speciale tulptrechter ingebracht (n = 24), later een gecoate zelfexpanderende stent (n = 18). Bij 7 patiënten was de fistel het eerste verschijnsel van de tumor, bij 35 patiënten was er een recidief na eerdere behandeling. De initiële kenmerken (geslacht, leeftijd, diagnose, voorafgaande therapie, klachten) van beide groepen waren gelijk. Resultaten. Direct vóór het inbrengen van een plastic endoprothese was dilatatie nodig bij 23 patiënten (96%); dit was het geval bij 4 patiënten (22%) die een zelfexpanderende stent kregen. Complete afsluiting van de fistel werd bereikt bij 19 (79%) respectievelijk 15 (83%) van de patiënten. Reïnterventies waren nodig bij 8 (33%) en 3 patiënten (17%). Vroege, ernstige complicaties deden zich voor bij 4 (17%) en 2 patiënten (11%). Conclusie. De zelfexpanderende stent was sneller en makkelijker in te brengen dan een plastic endoprothese en effectief wat betreft het afsluiten van de oesofagobronchiale fistel.

patiënten en methoden Patiënten. Van 1 januari 1991 tot en met 31 augustus 1995 werd in het Nederlands Kanker Instituut/Antoni van Leeuwenhoek Ziekenhuis te Amsterdam een endoprothese in de oesofagus geplaatst bij 132 patiënten met een oesofagusstenose vanwege een maligniteit in de oesofagus, de longen of het mediastinum. Bij 42 van hen was er een fistel (31 mannen en 11 vrouwen): bij 25 (60%) door een primair oesofaguscarcinoom en bij 16 (38%) door een longcarcinoom. Bij 7 (17%) was de fistel het eerste verschijnsel van de tumor. Het merendeel der patiënten (35; 83%) had een recidieftumor met fistelvorming na voorafgaande behandeling, meestal bestraling (tabel 1). De fistel werd bij 30 van de 42 patiënten via endoscopie en een röntgencontrastfoto aangetoond. Bij de overige 12 patiënten was er diepe ulceratie en uitgesproken necrose, maar er werd geen fistel op de foto gezien; wegens de bijkomende karakteristieke klachten van hoesten tijdens eten of drinken werd bij deze groep de diagnose ‘dreigende fistel’ gesteld. Deze patiënten kregen dezelfde behandeling met een endoprothese. Ned Tijdschr Geneeskd 1998 11 april;142(15)

845

1. Kenmerken van 42 patiënten (%) met een oesofagobronchiale fistel vóór het inbrengen van een endoprothese

TABEL

algemeen man vrouw mediane leeftijd in jaren diagnose plaveiselcelcarcinoom in oesofagus adenocarcinoom in oesofagus longcarcinoom metastase in mediastinum

plastic stent (n = 24)

zelf-expanderende stent (n = 18)

totaal (n = 42)

16 (67) 8 (33) 61 (40-91)*

15 (83) 3 (17) 66 (41-80)*

31 (74) 11 (26) 64 (40-91)*

13 (54)

7 (39)

20 (48)

1 (4) 9 (38) 1 (4)

4 (22) 7 (39) 0

5 (12) 16 (38) 1 (2)

6 (25) 1 (4) 17 (71) 2 (8) 2 (8) 6 (25)

1 (6) 1 (6) 14 (78) 1 (6) 2 (11) 2 (11)

7 (17) 2 (5) 31 (74) 3 (7) 4 (10) 8 (19)

klachten niet eten of enkel vloeibaar voedsel 21 (88) hoesten na eten/drinken 8 (33) pulmonale infectie 7 (29) retrosternale pijn 8 (33)

16 (89) 8 (44) 6 (33) 5 (28)

37 (88) 16 (38) 13 (31) 13 (31)

therapie geen resectie radiotherapie lasertherapie chemotherapie dilatatie

metalen delen als een ketting, die soepel is bij introductie en door aandraaien stijf en recht wordt, waarover een endoprothese makkelijker op haar plaats kan worden geschoven).4 Een soortgelijke procedure vond plaats voor het inbrengen van een zelfexpanderende stent, met dit verschil dat er vooraf dilatatie tot een minder grote diameter (12-14 mm) hoefde te worden verricht. Controle. Een paar uur na het plaatsen, of eventueel de volgende dag, werd een röntgencontrastfoto gemaakt om te kunnen beoordelen of met de buis de fistel goed was afgesloten. Voor het inbrengen van een plastic endoprothese waren de patiënten meestal 3-5 dagen opgenomen. Voor het plaatsen van een zelfexpanderende stent was dat 2-3 dagen, later ook 1 dag (zogenaamde dagbehandeling). Bij onvoldoende effect of bij complicaties was de opname uiteraard langer. De eerste poliklinische controle vond plaats na 2 weken. De verdere begeleiding, in principe om de 4 weken, werd gezien de afstand tot ons ziekenhuis en de vaak matige conditie van de patiënt dikwijls door de verwijzend specialist of de huisarts verzorgd. Tevens werd beoordeeld of de patiënt beter kon eten en drinken zonder te hoesten en of er eventueel complicaties van de endo-

*De getallen tussen haakjes zijn uitersten.

Endoprothesen. In de eerste jaren werd een plastic endoprothese (Tygon; Technische Dienst Nederlands Kanker Instituut/Antoni van Leeuwenhoek Ziekenhuis, Amsterdam) toegepast (n = 24). Om een goede afsluiting van een fistel te bereiken werd een endoprothese gebruikt met een speciale verdikte bovenkant (tulptrechter) om lekkage langs de buis in de fistel te voorkomen (figuur 1). Na het beschikbaar komen van de zelfexpanderende stents werden deze bij de volgende 18 patiënten toegepast (figuur 2). Vrijwel steeds (n = 17) ging het om een gecoate Gianturco-stent: een Cookstent (Cook, Kopenhagen, Denemarken) bij 11 en een daar sterk op lijkende Song-stent (Sooho Meditech Co, Fujinon Medical, Nederland) bij 6 patiënten; 1 patiënt kreeg een ander type stent: de gecoate Wall-stent (Schneider, Pfizer Hospital Products Group, Minneapolis, USA). Vóór plaatsing van de endoprothese werden de patiënten gesedeerd met midazolam 2-5 mg, vaak gecombineerd met fentanyl 0,05-0,10 mg, beide intraveneus. Direct vóór plaatsing van een plastic endoprothese werd dilatatie tot 18-20 mm verricht (meestal waren er in voorafgaande dagen al een of meerdere dilatatieprocedures geweest). Vervolgens werd de plastic buis onder röntgendoorlichting over de geleidedraad heen met behulp van de nieuwe Amsterdamse metalen introducer (New-AMI; Technische Dienst Academisch Medisch Centrum, Amsterdam) ingebracht, zoals eerder beschreven (het gaat om een slang, opgebouwd uit kleine 846

Ned Tijdschr Geneeskd 1998 11 april;142(15)

figuur 1. Plastic endoprothesen gebruikt om de opening van een oesofagobronchiale fistel af te sluiten met (a) een extra ring aan de onderkant; (b) een ring zowel aan de onder- als aan de bovenkant om migratie te voorkomen (de tekst op de prothese betreft het gebruikte materiaal en de afmetingen: de inwendige diameter is 1/2 inch (12,8 mm) en de wanddikte 1/16 inch (1,6 mm)); (c) een verdikte trechter in de vorm van een tulp, om een optimale aansluiting tegen de wand van de oesofagus te bereiken.

figuur 2. Enkele soorten metalen zelfexpanderende stents met plastic coating om een fistelopening af te sluiten: (a) een Cook-stent; (b) een Song-stent; (c) een Wall-stent.

prothese waren opgetreden. De onderzoeker verzamelde die gegevens met behulp van een vragenlijst. Bij het ontbreken van gegevens over het beloop werd de betreffende huisarts of specialist benaderd voor aanvullende gegevens. resultaten De voorafgaande klachten bestonden uit ernstige passageklachten bij 37 patiënten (88%), hoesten na eten of drinken bij 16 patiënten (38%), longinfectie bij 13 patiënten (31%) en retrosternale pijn ook bij 13 patiënten (31%) (zie tabel 1). Zoals verwacht was er een duidelijk verschil tussen de procedures wat betreft het aantal benodigde dilataties direct vóór het plaatsen van de prothese. Voor de plastic buis was bij 23 van de 24 patiënten dilatatie nodig (96%) en voor de zelfexpanderende stents bij 4 van de 18 patiënten (22%) (tabel 2). Het technisch resultaat zoals beoordeeld aan de hand van de oesofagusslikfoto was meestal goed in beide groepen: bij de plastic endoprothese bij 19 patiënten (79%) en bij de zelfexpanderende stent bij 15 patiënten (83%). Bij de plastic stent was er vaker een tweede procedure nodig om de stent te reponeren of om een andere in te brengen: bij 4 patiënten (17%) versus 1 patiënt (6%). De passage was aanmerkelijk verbeterd: met de conventionele plastic buis bij 16 patiënten (67%) en met de zelfexpanderende stent bij 17 patiënten (94%). Complicaties direct samenhangend met de procedure kwamen in de groep met de plastic buisjes iets vaker voor (4 patiënten; 17%) dan in de groep met een zelfexpanderende stent (2 patiënten; 11%) (verschil: 5,5%; 95%-betrouwbaarheidsinterval: –15-26). Bij de patiënten met een plastic buis overleed 1 patiënt ten gevolge van verergering van de fistel door de procedure; een andere patiënt overleed kort na inbrengen aan een aspiratiepneumonie. In de zelfexpanderende-stentgroep overleed 1 patiënt aan de gevolgen van een bloeding uit de oesofagus, een dag na het plaatsen van de stent. Bij ob-

ductie bleek dat een van de haakjes van de endoprothese de aorta had beschadigd. Ten tijde van het onderzoek waren alle patiënten overleden. Bij de groep patiënten met een plastic endoprothese, geplaatst in de eerste jaren van het onderzoek, was ontbrekende informatie tijdens de follow-upperiode na 2 weken bij 5 van de 24 niet meer te achterhalen; bij de patiënten met een zelfexpanderende stent, geplaatst in de latere jaren van het onderzoek, konden in alle gevallen follow-upgegevens worden verzameld door raadpleging van de notities van de huisarts. Late problemen waarvoor patiënten terug moesten naar het ziekenhuis traden bij beide groepen even vaak op en hingen niet zozeer samen met de endoprothese, als wel met verdere progressie van de ziekte (zie tabel 2). Bij 2 patiënten met een zelfexpanderende stent ontstond er opnieuw lekkage via de fistel, die door de reeds aanwezige stent niet langer werd afgesloten. Een tweede zelfexpanderende stent kon binnen de eerste geplaatst worden, waarna de fistel opnieuw afgesloten werd. Zowel bij de vroege complicaties als bij de late problemen kon met een nieuwe procedure verbetering worden 2. Voorafgaande dilataties en resultaten die met verschillende endoprothesen werden behaald bij 42 patiënten (%) met een oesofagobronchiale fistel

TABEL

plastic stent (n = 24)

zelfexpanderende stent (n = 18)

23 (96)

4 (22)

8 (33) 11 (46) 5 (21)

1 (6) 15 (83) 2 (11)

19 (79) 1 (4)

15 (83) 2 (11)

4 (17)

1 (6)

passage verbeterd ja nee onbekend

16 (67) 3 (13) 5 (21)

17 (94) 1 (6) 0

vroege complicatie (< 2 weken) geen migratie necrose sterfte

20 (83) 2 (8) 0 2 (8)

16 (89) 0 1 (6) 1 (6)

late problemen (> 2 weken) geen migratie necrose tumorovergroei recidief van fistel

20* (83) 1 (4) 1 (4) 1 (4) 1 (4)

15 (83) 0 0 1 (6) 2 (11)

8 (33)

3 (17)

procedure dilatatie direct vóór plaatsing lengte stent < 10 cm 10-15 cm > 15 cm technisch resultaat goed: complete afsluiting fistel suboptimaal: nog geringe klachten inadequaat: nieuwe stent/ repositie nodig

reïnterventie 2e stent of meer†

*Van 5 patiënten waren geen gegevens na 2 weken bekend. †Vanwege een direct inadequaat technisch resultaat of vanwege het opnieuw ontstaan van passageproblemen tijdens de follow-upperiode.

Ned Tijdschr Geneeskd 1998 11 april;142(15)

847

TABEL

3. Resultaten die bereikt werden met een endoprothese om een oesofagobronchiale fistel af te sluiten

eerste auteur, jaar van publicatie

aantal patiënten met fistel

type stent

behandelde patiënten met complete afsluiting van de fistel in %

behandelde patiënten met complicaties in %

mediane overleving in weken

Gasparri,6 1987 Spinelli,7 1990 Wu,8 1994 Song,9 1994 Watkinson,10 1995 Kozarek,11 1996

17 20 8 14 7 29

Han,12 1996 Kozarek,13 1996 Nelson,14 1997 huidige onderzoek

10 11 8 42

plastic plastic metaal‡ metaal‡ metaal‡ 15 plastic 14 metaal‡ metaal‡ metaal‡ metaal‡ 24 plastic 18 metaal‡

76 100 75 100 100 87 93 100 73 88 79 83

15* 10† § § § § § 40† § 60† 17*† 11*†

12 16 14 § § § § 12 § 8 9 12

*Sterfte binnen 2 weken. †Migratie van de prothese of necrose van omliggend weefsel binnen 2 weken. ‡Gecoate zelfexpanderende stent. §Niet vermeld.

bereikt. Reïnterventies waren vaker geïndiceerd in de groep met de plastic endoprothesen (bij 8 patiënten; 33%) dan in de groep met de zelfexpanderende stent (bij 3 patiënten; 17%). De gemiddelde overleving van alle patiënten met een fistel bedroeg 9 weken in de groep met een plastic buis en 12 weken in die met een zelfexpanderende stent. Na 1 jaar waren nog 2 patiënten (5%) in leven. beschouwing Het optreden van een fistel tussen de oesofagus en de luchtwegen is een ernstige complicatie en een uiting van een lokaal ver doorgegroeide tumor. Voedsel en vloeistoffen die direct in de trachea en de bronchiën terechtkomen, leiden tot enorme hoestbuien gevolgd door pneumonie en sepsis. De gemiddelde overleving is 8-12 weken (tabel 3).6-14 Er zijn verschillende behandelingen om een fistel te sluiten in de literatuur beschreven. Een chirurgische ingreep is maar zelden mogelijk en heeft vrijwel altijd een onaanvaardbaar hoog sterfterisico.1 2 Bestraling en chemotherapie worden in het algemeen niet toegepast, omdat door zo’n behandeling verder weefselverval kan optreden, waarbij de fistel juist groter wordt. Een gunstige uitzondering werd gemeld in 1994: bij 2 van de 4 patiënten met een plaveiselcelcarcinoom sloot de fistel na 2 respectievelijk 3 kuren chemotherapie.15 De genoemde mogelijkheden zijn zelden toepasbaar. Derhalve is gezocht naar een minder ingrijpende manier om snel en eenvoudig palliatie te bieden: het endoscopisch inbrengen van een endoprothese. De eerste buisjes, ontwikkeld in de jaren zeventig, waren van plastic met aan de bovenkant een verbreding, een soort trechter, die blijft hangen op de tumor om verschuiven te voorkomen (zie figuur 1). Deze endoprothesen waren vooral bedoeld om een maligne stenose te overbruggen en daarmee de passage te verbeteren. De eerste ervaringen bij 200 patiënten in ons ziekenhuis werden beschreven in 1979.16 Een adequate verbetering van de 848

Ned Tijdschr Geneeskd 1998 11 april;142(15)

passage werd bereikt in 96% van de gevallen. Voor het afsluiten van fistels werd een endoprothese met een sterk verdikte (tulp)trechter (zie figuur 1) gebruikt, speciaal ontworpen om een volledige afsluiting van de fistel te geven. In een vervolgonderzoek bij 38 patiënten met een fistel werd een goed resultaat bereikt in 82% der gevallen.17 Het is van groot belang dat de trechter goed tegen de wand aanligt en dat er geen voedsel of vloeistof van bovenaf meer langs de wand van de oesofagus richting fistel kan lopen. Soms is er onvoldoende stenose om dat te bereiken. Voor die situatie is korte tijd de ‘gecuffte’ endoprothese in gebruik geweest (figuur 3). Wanneer deze endoprothese eenmaal ter plaatse was,

figuur 3. Een ‘gecuffte’ endoprothese, gebruikt om de opening van een oesofagobronchiale fistel af te sluiten bij onvoldoende steunweefsel: de prothese kan in vacuüm met een smalle vorm worden ingebracht (a); ter plaatse wordt het vacuüm verbroken door verwijdering van het dunne slangetje, waarna de schuimachtige ‘cuff’ uitzet om een goede aansluiting aan de wand te geven (b).

kon via een dun slangetje het vacuüm van de ‘cuff’ (een soort manchet) verbroken worden, waardoor de schuimachtige cuff uitzette. Een patiënt met een dergelijke buis werd in 1992 beschreven in dit tijdschrift.18 In een groep van 10 patiënten werd bij 9 een complete afsluiting van de fistel bereikt; de mediane overleving was slechts 5 weken, zoals ook in een ander onderzoek.19 In het algemeen bleef het precies positioneren moeilijk; sommige patiënten konden de endoprothese niet verdragen door te veel druk op de omgeving, leidend tot retrosternale pijn, en door druk op de trachea, leidend tot dyspnoe. Het endoscopisch inbrengen van een endoprothese werd sterk vereenvoudigd met de komst van de zelfexpanderende stents: een speciale gaasstructuur, eventueel bekleed met een plastic laagje, welke in ingeklapte (dus smalle) vorm wordt ingebracht. De potentiële voordelen, zoals de minder traumatische inbrengprocedure, werden in een klein, gerandomiseerd onderzoek bij 39 patiënten beschreven.20 De zelfexpanderende stents bereiken een grotere diameter (18-20 mm) dan de conventionele stents (16 mm), zodat ze mogelijk ook met succes kunnen worden toegepast bij het afsluiten van fistels. Gegevens uit de literatuur met betrekking tot deze subgroep van patiënten zijn vaak onvolledig, met name wat betreft de complicaties en de benodigde reïnterventies (zie tabel 3). Wel lijkt duidelijk dat een complete afsluiting werd bereikt in 75-100% der gevallen. In ons ziekenhuis werd aanvankelijk de plastic buis met de tulptrechter gebruikt; toen later de zelfexpanderende stents beschikbaar kwamen, werden deze toegepast. Hoewel in de groep patiënten met een zelfexpanderende stent vaker een voorafgaande behandeling had plaatsgevonden, leidde dit niet tot meer vroege complicaties. Het lukte zowel met de plastic stent als met de zelfexpanderende stent in de meerderheid van de gevallen de fistel af te sluiten: respectievelijk bij 79% en bij 83% van de patiënten. Een groot voordeel van de zelfexpanderende stents ten opzichte van de plastic stents was dat er veel minder vaak dilatatie vooraf nodig was (22% versus 96%), en ook dat het aantal reïnterventies kleiner was (17% versus 33%). Een nadeel van de zelfexpanderende stents is dat deze niet meer verwijderd kunnen worden; een juiste plaatsing is dus essentieel. In de leerfase kan een buis nog wel eens direct in de maag terechtkomen. Dit geeft in de maag waarschijnlijk geen problemen. Er moet echter een tweede stent gebruikt worden om alsnog een afsluiting te bewerkstelligen. Een ander nadeel is dat de kosten van de zelfexpanderende stents (circa ƒ 2000,–) aanmerkelijk hoger zijn dan die van de plastic stents (circa ƒ 150,–). Wanneer echter ziekenhuisopnamen en reïnterventies zouden worden meeberekend, zou kunnen blijken dat het gebruik van zelfexpanderende stents macro-economisch goedkoper is. Een dergelijke kosten-batenanalyse werd uitgevoerd met de gegevens uit een gerandomiseerd onderzoek bij 42 patiënten en viel ten gunste van de nieuwe stents uit.21 Gezien de ernst van de klachten en de korte levensverwachting bij patiënten met een oesofagobronchiale fistel is vroege herkenning van groot belang. De nieuwe

generatie gecoate zelfexpanderende stents zijn een aanwinst bij het bieden van snelle en effectieve palliatie.

abstract Sealing oesophagobronchial fistulae: better results with selfexpanding stents than with plastic endoprostheses Objective. To compare the results of plastic endoprostheses and of selfexpanding stents in patients with an oesophagobronchial fistula. Design. Retrospective, descriptive. Setting. Nederlands Kanker Instituut/Antoni van Leeuwenhoek Ziekenhuis, Amsterdam, the Netherlands. Method. Forty-two patients with an oesophagobronchial fistula caused by a malignant tumour in the oesophagus, lungs or mediastinum were fitted with an endoprosthesis during the period 1 January 1991-31 August 1995. Use was made initially of a plastic endoprosthesis with a special tulip funnel (n = 24), later of a coated selfexpanding stent (n = 18). In seven patients, the fistula had been the first manifestation of the tumour; in 35, a recurrence after earlier treatment was involved. The initial characteristics (sex, age, diagnosis, earlier therapy, signs and symptoms) were the same in both groups. Results. Dilatation immediately before insertion of a plastic endoprosthesis was necessary in 23 patients (96%); such dilatation was necessary in four of the patients (22%) fitted with a selfexpanding stent. Complete sealing of the fistula was achieved in 19 (79%) and 15 (83%) patients, respectively. Reoperations were necessary in eight (33%) and three (17%) patients. Early major complications occurred in four (17%) and two (11%) patients. Conclusion. The selfexpanding stent was faster and easier to insert than a plastic endoprosthesis, and effective in sealing an oesophagobronchial fistula.

1

2

3

4

5

6

7

8

9

literatuur Little AG, Ferguson MK, DeMeester TR, Hoffman PC, Skinner DB. Esophageal carcinoma with respiratory tract fistula. Cancer 1984;53:1322-8. Burt M, Diehl W, Martini N, Bains MS, Ginsberg RJ, McCormack PM, et al. Malignant esophagorespiratory fistula: management options and survival. Ann Thorac Surg 1991;52:1222-9. Taal BG, Cohen P, Peterse H, Boot H, Tytgat GNJ. Recurrent esophagorespiratory fistula in a patient with metastatic breast cancer: long-term palliation with endoprostheses and hormonal therapy. Gastrointest Endosc 1995;42:84-8. Tytgat GNJ, Hartog Jager FCA den, Haverkamp HJ. Positioning of a plastic prosthesis under fiberendoscopic control in the palliative treatment of cardio-esophageal cancer. Endoscopy 1976;8: 180-5. Song HY, Choi KC, Kwon HC, Yang DH, Cho BH, Lee ST. Esophageal strictures: treatment with a new design of modified Gianturco stent. Work in progress. Radiology 1992;184:729-34. Gasparri G, Casalegno PA, Camandona M, Dei Poli M, Salizoni M, Ferrarotti G, et al. Endoscopic insertion of 248 prostheses in inoperable carcinoma of the esophagus and cardia: short-term and long-term results. Gastrointest Endosc 1987;33:354-6. Spinelli P, Casella G, Cerrai FG, Mancini A, Meroni E. Esophageal tumors – treatment by endoscopic intubation. Surg Endosc 1990; 4:202-5. Wu WC, Katon RM, Saxon RR, Barton RE, Uchida BT, Keller FS, et al. Silicone-covered self-expanding metallic stents for the palliation of malignant esophageal obstruction and esophagorespiratory fistulas: experience in 32 patients and a review of the literature. Gastrointest Endosc 1994;40:22-33. Song HY, Do YS, Han YM, Sung KB, Choi EK, Sohn KH, et al. Covered, expandable esophageal metallic stent tubes: experiences in 119 patients. Radiology 1994;193:689-95.

Ned Tijdschr Geneeskd 1998 11 april;142(15)

849

10

11

12

13

14

15

Watkinson AF, Ellul J, Entwisle K, Mason RC, Adam A. Esophageal carcinoma: initial results of palliative treatment with covered self-expanding endoprostheses. Radiology 1995;195:821-7. Kozarek RA, Ball TJ, Brandabur JJ, Patterson DJ, Low D, Hill L, et al. Expandable versus conventional esophageal prostheses: easier insertion may not preclude subsequent stent-related problems. Gastrointest Endosc 1996;43:204-8. Han YM, Song HY, Lee JM, Cho SI, Chung GH, Kim CS, et al. Esophagorespiratory fistulae due to esophageal carcinoma: palliation with a covered Gianturco stent. Radiology 1996;199:65-70. Kozarek RA, Raltz S, Brugge WR, Schapiro RH, Waxman I, Boyce WH, et al. Prospective multicenter trial of esophageal Z-stent placement for malignant dysphagia and tracheoesophageal fistula. Gastrointest Endosc 1996;44:562-7. Nelson DB, Axelrad AM, Fleischer DE, Kozarek RA, Silvis SE, Freeman ML, et al. Silicone-covered Wallstent prototypes for palliation of malignant esophageal obstruction and digestive-respiratory fistulas. Gastrointest Endosc 1997;45:31-7. Malik SM, Krasnow SH, Wadleigh RG. Closure of tracheoesophageal fistulas with primary chemotherapy in patients with esophageal cancer. Cancer 1994;73:1321-3.

16

17

18 19

20

21

Hartog Jager FCA den, Bartelsman JFWM, Tytgat GNJ. Palliative treatment of obstructing esophagogastric malignancy by endoscopic positioning of a plastic prosthesis. Gastroenterology 1979;77:1008-14. Brandt-Grädel V van den, Hartog Jager FCA den, Tytgat GNJ. Palliative intubation of malignant esophagogastric obstruction. J Clin Gastroenterol 1987;9:290-7. Lanschot JJB van, Tilanus HW. Oesofago-tracheale fistel: slikken èn stikken. Ned Tijdschr Geneeskd 1992;136:553-6. Hordijk ML, Dees J, Blankenstein M van. The management of malignant esophago-respiratory fistulas with a cuffed prosthesis. Endoscopy 1990;22:241-4. Palma GD de, Matteo E di, Romano G, Fimmano A, Rondinone G, Catanzano C. Plastic prosthesis versus expandable metal stents for palliation of inoperable esophageal thoracic carcinoma: a controlled prospective study. Gastrointest Endosc 1996;43:478-82. Knyrim K, Wagner HJ, Bethge N, Keymling M, Vakil N. A controlled trial of an expansile metal stent for palliation of esophageal obstruction due to inoperable cancer. N Engl J Med 1993;329:1302-7. Aanvaard op 10 december 1997

Twintig jaar coeliakie bij kinderen in Nederland: meer diagnosen en een veranderde verschijningsvorm* e.k.george, m.l.mearin, sh.m.kanhai, h.c.m.franken, r.h.j.houwen, r.a.hirasing en j.p.vandenbroucke‡ Coeliakie is een permanente intolerantie voor gluten, dat wil zeggen voor de in alcohol oplosbare eiwitten van tarwe, rogge, gerst en (waarschijnlijk) haver.1 2 Gluten veroorzaken bij mensen met coeliakie histologische afwijkingen van de dunne darm: meestal is er vlokatrofie, cryptenhypertrofie en een lymfocytair infiltraat. De diagnose ‘coeliakie’ is gebaseerd op de histologische bevindingen in dunnedarmbiopten onder verschillende diëtetische omstandigheden.3 4 Symptomen van coeliakie kunnen zijn chronische diarree met malabsorptie, anemie, humeurigheid, een opgezette buik, vermagering en groeistoornissen. De ziekte kan zich ook presenteren met een geïsoleerde bloedarmoede, een kleine lengte of obstipatie.2 De behandeling van coeliakie bestaat uit een glutenvrij dieet.1 *Een gedeelte van dit onderzoek werd gepubliceerd in Gut (1997;40: 61-6) met als titel ‘Twenty years of childhood coeliac disease in the Netherlands: a rapidly increasing incidence?’ ‡Dit artikel wordt afgedrukt met alle auteurs van de eerdere publicatie. Leiden Universitair Medisch Centrum, Postbus 9600, 2300 RC Leiden. Afd. Kindergeneeskunde: mw.dr.E.K.George (thans: assistent-geneeskundige, Academisch Ziekenhuis Rotterdam-Sophia Kinderziekenhuis, afd. Kindergeneeskunde, Rotterdam); mw.dr.M.L.Mearin, kinderarts; mw.Sh.M.Kanhai, medisch student. Afd. Medische Statistiek: dr.H.C.M.Franken, statisticus. Afd. Klinische Epidemiologie: prof.dr.J.P.Vandenbroucke, epidemioloog. Wilhelmina Kinderziekenhuis, afd. Kindergeneeskunde, Utrecht. Dr.R.H.J.Houwen, kinderarts. TNO Preventie en Gezondheid, sector Jeugd, Leiden. Dr.R.A.Hirasing, kinderarts. Correspondentieadres: mw.dr.M.L.Mearin.

850

Ned Tijdschr Geneeskd 1998 11 april;142(15)

samenvatting Doel. Vaststellen van de incidentie en de klinische verschijningsvorm van coeliakie bij kinderen in Nederland. Opzet. Prospectief registratieonderzoek. Plaats. Leids Universitair Medisch Centrum, Leiden. Methode. In het onderzoek werden opgenomen in Nederland geboren kinderen (0-14 jaar) met coeliakie, aangemeld bij het Nederlands Signaleringscentrum Kindergeneeskunde (NSCK) gedurende 1993-1995, bij wie tenminste één dunnedarmbiopsie een (sub)totale vlokatrofie liet zien. Deze gegevens werden gecontroleerd met de data van het PathologischAnatomisch Landelijk Geautomatiseerd Archief (PALGA). De resultaten werden vergeleken met die van een eerder verricht onderzoek over coeliakie bij kinderen in Nederland in de jaren 1975-1990.14 Resultaten. In totaal werden 297 coeliakiepatiënten geïdentificeerd via het NSCK en 32 via het PALGA. De gemiddelde ruwe frequentie van gediagnosticeerde coeliakie bij kinderen was 0,51/1000 levendgeborenen, hetgeen overeenkwam met de getallen in andere West-Europese landen. Deze frequentieratio was significant hoger dan de gemiddelde 0,18/1000 levendgeborenen gevonden in de jaren 1975-1990. Vanaf 1993 veranderde de klinische verschijningsvorm. Tot 1990 was deze die van klassieke coeliakie met chronische diarree, opgezette buik en afbuigende groei, vanaf 1993 werden significant minder kinderen gezien met chronische diarree en een opgezette buik en meer met gewichtsverlies, anemie en buikpijn. Met coeliakie samengaande aandoeningen werden gevonden bij 13,7% van de kinderen. Conclusies. De incidentie van coeliakie bij kinderen in Nederland lijkt snel te zijn toegenomen gedurende de laatste jaren. Vanaf 1993 werd een verandering van de klinische presentatie waargenomen.