Faculteit Geneeskunde en Gezondheidswetenschappen Academiejaar 2010-2011
Perceptuele versus instrumentele analyse van spraakverstaanbaarheid bij dysartriepatiënten Véronique Rowies
Promotor: Prof. Dr. P. Santens Copromotor: Dr. M. De Letter, Prof. Dr. P. Corthals
Scriptie voorgedragen tot het behalen van de graad van master in de logopedische en audiologische wetenschappen
Faculteit Geneeskunde en Gezondheidswetenschappen Academiejaar 2010-2011
Perceptuele versus instrumentele instrumentele analyse van spraakverstaanbaarheid bij dysartriepatiënten Véronique Rowies
Promotor: Prof. Dr. P. Santens Copromotor: Dr. M. De Letter, Prof. Dr. P. Corthals
Scriptie voorgedragen tot het behalen van de graad van master in de logopedische logopedisch en audiologische wetenschappen
VOORWOORD Deze scriptie is het resultaat van een jaar werk. Het heeft ook de nodige tijd en inspanning gekost om alles op deze manier uit te werken. Hiervoor kon ik op de steun rekenen van heel wat mensen: Daarom wens ik in dit voorwoord mijn speciale dank te richten tot de promotoren Prof. P. Santens, Dr. M. De Letter en Prof. P. Corthals, die bij het begeleiden van deze scriptie nuttige aanvullingen, bedenkingen en verbeteringen aanbrachten die deze verhandeling maakten tot wat het nu is. Dank aan de afdeling Neurologie UZ Gent voor het ter beschikking stellen van de spraakstalen die gebruikt werden voor dit onderzoek, alsook aan Dr. De Letter en collega voor het classificeren en beoordelen van de stalen. Dit onderzoek zou ook niet mogelijk zijn geweest zonder de bereidwillige medewerking van alle luisteraars die met veel aandacht de spraakstalen beoordeelden, ook aan hen een welgemeende ‘dank u wel’. Verdere dank gaat uit naar mijn ouders, voor het soort steun dat liefhebbende ouders bieden, mijn vriend Daan De Witte, voor technische en andere ondersteuning, Mevr. Verraes, Elke, Daan, Benoît en Karen, voor het nalezen van de tekst, Miek, Pieter, Dries, Karen en Stefanie, die altijd klaar stonden voor eender welk probleem, mijn kotgenoten Katrin, Nele, Leen en Sibelijn, bij wie ik altijd langs kon gaan voor een ontspannende of opluchtende babbel. Speciale vermelding gaat uit naar Dorine en Leen, die zo vrij waren hun cursussen statistiek uit te lenen. Niet in het minst wens ik Jolien Dehens, die parallel onderzoek verrichtte naar ‘prosodie bij dysartriepatiënten’, te bedanken voor de zeer vlotte samenwerking bij de opzet en uitvoering van het luisterexperiment, voor alles wat er bij kwam kijken en nog zo veel meer.
IV
ABSTRACT Purpose Through perceptual judgment and acoustic analysis of speech, we want to examine the differences in speech intelligibility between types of dysarthria, explore the relation between perceptual estimated speech intelligibility and acoustic measures of speech for each dysarthria type, delineate to what extent acoustic measures predict speech intelligibility for each dysarthria type, and determine which acoustic values may distinguish speech intelligibility level. Within each dysarthria type we distinguish male and female speakers as there are indications for differences across gender. Methodology In this study we used samples of 27 Dutch-speaking patients diagnosed with dysarthria reading the Dutch version of ‘The North Wind and the Sun’. Perceptual analysis was based on judgment of intelligibility on a five-point scale by 57 people without experience in assessing pathological speech in a listening task, and by two professionals in neurologic speechlanguage disorders in consensus. Acoustic analysis of variables determining fundamental frequency, intensity, second formant, articulation and speech rate was executed using ‘Praat’. Results Significant difference in average speech intelligibility is indicated between most dysarthria types. Ataxic dysarthria received the highest and mixed dysarthria the lowest mean intelligibility. Correlation analysis shows no single acoustic parameter to be related to overall speech intelligibility. Acoustic parameters related to speech intelligibility of a certain dysarthria type when distinguishing for type and gender are described. Multipele regression analysis shows the parameters that account for overall intelligibility, and for intelligibility of separate types and gender. Decision tree analysis shows that a combination of the interquartile range of the fundamental frequency and the interquartile range of the second formant can predict speech intelligibility on sentence level for 46%. The interquartile range of the intensity can predict 44% of speech intelligibility on word level. Findings Significant differences in average speech intelligibility between most dysarthria types indicate the importance of distinction in dysarthria type when assessing speech intelligibility. Hypotheses are formulated concerning highest and lowest intelligibility. Parameters that are related to or predict intelligibility are associated with the perceptual and acoustic findings in the scientific literature. Speech intelligibility can be predicted to a certain extent by acoustic values. Further research that obtains more dysarthric patients of every type will be necessary to define the acoustic parameters that determine speech intelligibility for separate dysarthria types. V
Doelstelling Door perceptuele beoordeling van spraak te vergelijken met akoestische analyse wil deze studie onderzoek verrichten naar spraakverstaanbaarheid bij dysartrie, meerbepaald naar het verschil tussen de types, naar de relatie tussen perceptuele beoordeling en akoestische metingen, naar akoestische parameters die per type als voorspeller ervan kunnen optreden en naar waarden die het niveau kunnen bepalen. Er wordt een onderscheid gemaakt tussen geslacht gezien de aanwijzingen in de literatuur omtrent genderverschillen bij akoestische metingen. Methodologie Voor deze studie werden opnames van 27 Nederlandstalige dysartriepatiënten die ‘De Noordenwind en de Zon’ lazen gebruikt. Perceptuele analyse bestond uit beoordeling van de spraakverstaanbaarheid op een 5-puntenschaal door 57 luisteraars zonder ervaring met pathologische spraak via een luistertaak, en in consensus door twee experts in neurogene spraaken taalstoornissen. Akoestische analyse werd uitgevoerd in ‘Praat’ voor variabelen van fundamentele frequentie, intensiteit, de 2e formant, articulatie- en spreeksnelheid. Resultaten Het verschil tussen perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid van de types is in de meerderheid van de gevallen significant. Atactische dysartrie heeft de hoogste gemiddelde score en gemengde dysartrie de laagste. Er is geen akoestische parameter die met spraakverstaanbaarheid correleert ongeacht het dysartrietype. Per type worden wel een aantal akoestische parameters beschreven die correleren, ook wanneer binnen de types onderscheid gemaakt wordt tussen geslacht. Multipele regressieanalyse resulteert in akoestische parameters die spraakverstaanbaarheid verklaren zowel ongeacht het type als wanneer onderscheid gemaakt wordt tussen types en geslacht. Analyse d.m.v. een beslissingsboom toont aan dat spraakverstaanbaarheid op zinsniveau voor 46% voorspeld kan worden door een combinatie van de interkwartielrange van de fundamentele frequentie en van de 2e formant, en voor 44% op woordniveau door de interkwartielrange van de intensiteit. Bevindingen De verschillen tussen types voor spraakverstaanbaarheid bevestigen het belang om types te onderscheiden bij onderzoek naar spraakverstaanbaarheid bij dysartrie. Er worden hypotheses geformuleerd rond de hoogste en laagste scores. Parameters die gerelateerd zijn aan of predictieve waarde bezitten m.b.t. spraakverstaanbaarheid worden vergeleken met perceptuele en akoestische bevindingen in de literatuur. Spraakverstaanbaarheid kan beperkt voorspeld worden door akoestische waarden. Verder onderzoek met een groter aantal proefpersonen dat tevens evenredig verdeeld is per type en geslacht, zal nodig zijn om de akoestische parameters te onderscheiden die voor elk dysartrietype de spraakverstaanbaarheid bepalen. VI
Inhoud Inleiding .................................................................................................................................................. 1 Classificatie van dysartrie................................................................................................................. 2 Perceptuele analyse en spraakverstaanbaarheid ................................................................................. 8 Akoestische analyse en spraakverstaanbaarheid .............................................................................. 13 Methodologie......................................................................................................................................... 19 Proefpersonen ................................................................................................................................ 19 Procedure ....................................................................................................................................... 19 Instrumentarium ............................................................................................................................. 22 Resultaten .............................................................................................................................................. 23 Gemiddelde perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid......................................................... 23 Correlaties tussen akoestische metingen en spraakverstaanbaarheidsscores ..................................... 25 Multipele regressieanalyse met spraakverstaanbaarheid als afhankelijke variabele .......................... 26 Predictieve waarde van akoestische parameters voor spraakverstaanbaarheid.................................. 29 Discussie ............................................................................................................................................... 32 Is er een verschil tussen dysartrietypes voor perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid? ....... 32 Welke akoestische parameters vertonen een verband met perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid? ................................................................................................................. 33 In welke mate is perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid per type afhankelijk van akoestische parameters? ................................................................................................................. 34 Welke waarden van parameters bezitten predictieve waarde m.b.t. spraakverstaanbaarheidsniveau? 37 Conclusie............................................................................................................................................... 38 Bibliografie ........................................................................................................................................... 39 Appendices ............................................................................................................................................ 42
VII
1
Inleiding Motor speech disorders (MSD) maken 58% uit van de verworven communicatiestoornissen. De prevalentie van MSD bij neurologische aandoeningen is 25% bij patiënten met een lacunair infarct, 30% bij patiënten met een hersentrauma en vermoedelijk meer dan 60% bij Parkinsonpatiënten (PD) (Duffy, 2005). Bij amyotrofische laterale sclerose (ALS) treedt dysartrie vaak als eerste symptoom op (Tomik, & Guiloff, 2010). Dit prevalentiecijfer is op zich al een gewichtig argument om onderzoek naar MSD te rechtvaardigen. Spraakverstaanbaarheid wordt gedefinieerd als de mate waarin een gesproken uiting door de luisteraar begrepen wordt en hangt af van de integriteit van de akoestische componenten die articulatie, prosodie, fonatie en resonantie reflecteren; het is zodoende een eigenschap van de spreker (De Bodt, Huici, & Van De Heyning, 2002). Volgens de studie van De Bodt, et al. (2002) wordt spraakverstaanbaarheid het sterkst bepaald door articulatie (r=0,82), gevolgd door prosodie (r=0,55), stemkwaliteit (r=0,46) en nasaliteit (r=0,32). Spraakverstaanbaarheid wordt verder bepaald door linguïstische factoren zoals fonologische complexiteit, aantal syllabes en variatie van het aantal betekenisvolle eenheden in een frase (Yunusova, Weismer, R.D. Kent, & Rusche, 2005). Schattingen van spraakverstaanbaarheid (a.d.h.v. bijv. AIDS, SIT, NSVO…, zie verder pg 8) worden gebruikt om de impact van de neurologische aandoening op het spraakmechanisme, de zogenaamde ernst van de dysartrie, te indexeren (Y.-J. Kim, R.D. Kent, & Weismer, 2011) (Bunton, R.D. Kent, & J.F. Kent, 2000). Spraakverstaanbaarheid wordt klinisch in verband gebracht met informatieoverdracht, articulatorische functie en fijnmotorische controle (Yorkston, 1992). Het onderzoek ernaar is dus van belang om de evolutie van de spraakstoornis en ook de impact van de stoornis op de levenskwaliteit in kaart te brengen. Gezien het belang van spraakverstaanbaarheid voor het sociaal functioneren van patiënten, zou verbeteren van de spraakverstaanbaarheid het primaire doel moeten zijn van elke logopedische interventie bij personen met een congenitale of verworven spraakstoornis (Yorkston, 1992).
2
Classificatie van dysartrie Volgens de classificatie van Darley, Aronson & Brown (1969) worden binnen dysartrie 6 types onderscheiden: slappe, spastische, atactische, hypokinetische, hyperkinetische en gemengde dysartrie. Later werd hieraan een 7e type toegevoegd door Duffy (1996): Unilateral Upper Motor Neuron Dysarthria (UUMN). Deze classificatie is gebaseerd op 38 auditief-perceptuele distinctieve spraakkenmerken, waarbij een cluster van afwijkende perceptuele kenmerken een bepaald dysartrietype karakteriseren. In deze scriptie wordt dieper ingegaan op de kenmerken die invloed hebben op de spraakverstaanbaarheid van dysartriepatiënten, dit is één van de 38 auditief-perceptuele distinctieve kenmerken. Slappe (bulbaire) dysartrie Neuro-anatomisch: bulbaire dysartrie kan ontstaan door elk proces dat de motor units van craniale zenuwen aantast en moet begrepen worden vanuit paralyse of parese. Er wordt onderscheid gemaakt tussen bulbaire dysartrie ten gevolge van een hersenstamletsel en ten gevolge van aantasting van de motorische eindplaten, respectievelijk bulbaire en myogene dysartrie (Van Borsel, in press). Klinisch: subtypes zijn te bepalen naargelang de aangetaste craniale zenuw, spinale zenuw of combinatie van zenuwen. Zo leidt een letsel van de nervus trigeminus (V), facialis (VII) of hypoglossus (XII) tot gestoorde articulatie, terwijl door aantasting van de nervus vagus (X) problemen met de ademhaling, fonatie en resonatie kunnen optreden. Er zijn 3 clusters van afwijkende spraakdimensies: -fonatoire incompetentie: gevoileerde (breathy) stem, hoorbare inademing, korte zinnen -resonatoire incompetentie: hypernasaal, nasale emissie, korte zinnen -fonatoir-prosodische insufficiëntie: monotonie, monoluidheid, ruwe stemgeving Neurofysiologisch: de paralyse veroorzaakt spierzwakte en beperkte spiertonus (hypotonie), wat effect heeft op de snelheid, het bereik en de accuraatheid van spraakbewegingen. Hierbij kunnen zowel één als meerdere spiergroepen van het spraakmechanisme aangetast zijn. Het myogene type kenmerkt zich door abnormale spiervermoeidheid bij aangehouden innervatie, die zich herstelt na rust (Van Borsel, in press).
3
Etiologie: trauma (32%), neuropathie van craniale zenuwen (25%), degeneratieve aandoeningen (13%), spieraandoeningen (8%), myasthentia gravis (6%), tumor (5%), vasculaire aandoening (4%), infectie (2%)… (Duffy, 2005). Spastische (pseudobulbaire) dysartrie Neuro-anatomisch: er is bilaterale schade aan de piramidale of extrapiramidale zenuwbanen. Klinisch: kenmerkend is hypertonie van de geïnnerveerde spieren bij bewuste beweging. (Dharmaperwira-Prins, 1998). Gewoonlijk is één enkele of meerdere componenten van de spraak aangetast. Clusters van afwijkende spraakdimensies: -prosodische overmaat: overmatige en gelijke klemtoon, trage spreeksnelheid (t.g.v. traagheid van de bewegingen en langere syllabes, dit is geassocieerd met klemtoon) -articulatorisch-resonatoire incompetentie: onnauwkeurige consonanten, vervormde klinkers en hypernasaliteit (t.g.v. verminderde range en kracht) -prosodische insufficiëntie: monotonie en -luidheid, verminderde klemtoon, korte zinnen (t.g.v. verminderde vocale variabiliteit) -fonatoire stenose: lage toonhoogte, ruwe en gespannen stemgeving, stembreuken, korte zinnen en lage spreeksnelheid Neurofysiologisch: kenmerkend zijn de trage bewegingen met gereduceerde kracht en bereik ten gevolge van de gecombineerde effecten van zwakte en excessieve spiertonus. In het acute stadium zijn verminderde spiertonus en zwakte pertinent. In een later stadium evolueren deze tot verhoogde tonus en spasticiteit. Schade aan het piramidaal systeem gaat gepaard met geheel of gedeeltelijk verlies van fijne motoriek. Bij bilateraal aangetaste extrapiramidale banen kan er onvoldoende inhibitie zijn, wat leidt tot overactiviteit, verhoogde spiertonus, spasticiteit en hyperactieve reflexen. Etiologie: een degeneratieve (40%) of vasculaire aandoeningen (29%), trauma (10%), demyelinisatieziektes (4%), tumor (3%)… (Duffy, 2005). Atactische dysartrie Neuro-anatomsich: deze dysartrie wordt veroorzaakt door schade ter hoogte van het cerebellair controlecircuit. Klinisch: alle componenten van spraak kunnen aangetast zijn, maar vooral articulatie en prosodie zijn gestoord.
4
Clusters van afwijkende spraakdimensies: -articulatorische inaccuraatheid: onnauwkeurige consonanten, onregelmatig onnauwkeurige articulatie, klinkerdistorsie (inaccurate richting en dysrythmie bij herhaalde bewegingen) -prosodische overmaat: overmatige en gelijke beklemtoning, verlengde fonemen, verlengde intervallen en trage spreeksnelheid (door traagheid van de beweging en/of scanning) -fonatoir-prosodische insufficiëntie: ruwheid, monotonie, en -luidheid (t.g.v. hypotonie) Neurofysiologisch: het gebrek aan coördinatie en afname van de spiertonus resulteren in traagheid en onnauwkeurigheid in kracht, bereik, timing en richting van spraakbewegingen. Etiologie: een degeneratieve aandoening (35%), demyelinisatie (17%), vasculair (13%), toxische of metabole aandoeningen (5%), trauma (5%), inflammatoire aandoeningen (4%), tumor (3%), ongedetermindeerd (15%)… (Duffy, 2005). Hypokinetische dysartrie Neuro-anatomisch: hypokinetische dysartrie is gerelateerd aan pathologie van de basale ganglia. Klinisch: alle componenten van spraak kunnen aangetast zijn, maar stem, articulatie en prosodie zijn doorgaans het meest getroffen. Clusters van afwijkende spraakdimensies: -prosodische insufficiëntie: monotonie en -luidheid, gereduceerde beklemtoning, korte frasen, variabele snelheid, korte ‘rushes’ van spraak en onnauwkeurige consonanten Neurofysiologsich: de stoornis wordt bepaald door de effecten van rigiditeit, verminderde kracht en bereik van bewegingen, waarbij individuele bewegingen traag zijn, maar repetitieve snel t.g.v. een verminderd bereik van alle spiergroepen. Etiologie: degeneratieve aandoeningen (78%, voornamelijk Parkinson en parkinsonismes), vasculaire (9%), ongedetermindeerde (4%), metabole of toxische aandoeningen (2%), trauma (1%)… (Duffy, 2005). Hyperkinetische dysartrie Neuro-anatomisch: ook deze dysartrie is geassocieerd aan aandoeningen van de basale ganglia. Klinisch: de stoornis kan manifest zijn in alle spraakcomponenten, maar heeft voornamelijk effect op prosodie. Clusters van afwijkende spraakdimensies: -plotse, geforceerde onvrijwillige in- of uitademing -fonatoire stenose: ruwe stemkwaliteit, excessieve variaties in luidheid, gespannen stem
5
-resonatoire incompetentie: hypernasaliteit, onnauwkeurige consonanten -articulatorisch-resonatoire incompetentie: onnauwkeurige consonanten, vervormde vocalen, hypernasaliteit -prosodische overmaat: verlengde intervallen, ongepaste stiltes, verlengde fonemen, overmatige of gelijke klemtoon -prosodische insufficiëntie: monotonie en -luidheid, gereduceerde beklemtoning, korte frasen en vaak ook variabele snelheid Neurofysiologisch: de vrijwillige spraakbewegingen worden onderbroken door abnormale ritmische of onregelmatige, snelle of trage, onvrijwillige bewegingen. Afhankelijk van het soort onvrijwillige bewegingen zijn subtypes te onderscheiden. Mogelijke bewegingen zijn chorea, dystonie, athetose, spasmodische torticollis, palatofaryngolaryngale myoclonus, actiemyoclonus, essentiële stemtremor (deze wordt vaak eerder als stemstoornis dan dysartrie gediagnosticeerd) en spasmodische dysfonie (adductor, abductor of gemengd). Etiologie: hyperkinetische dysartrie kan veroorzaakt worden door ieder proces dat de basale ganglia, delen van het cerebellair controlecircuit of indirecte activatie aantast. Vaak is de etiologie onbekend (67%), in andere gevallen is er een toxische of metabole oorzaak (12%), een degeneratieve aandoening (9%), multipele aandoening (3%), infectie (1%), trauma (1%), vasculaire aandoening (1%) of andere (6%) (Duffy, 2005). Gemengde dysartrie Neuro-anatomisch: aangezien neurologische aandoeningen niet enkel binnen neurologische grenzen optreden, ontstaat gemengde dysartrie wanneer twee of meer componenten van het spraakmotorisch systeem zijn aangetast. Klinisch: de term omvat een heterogene groep van spraakstoornissen en neurologische aandoeningen. Etiologie: een degeneratieve (66%) of vasculaire aandoening (11%), trauma (5%), multipele oorzaken (5%), demyelinisatie (4%), tumor (4%), ongedetermineerd (3%), toxische of metabole (1%) en inflammatoire aandoeningen (1%). Binnen gemengde dysartrie worden 29 types onderscheiden, waarvan de volgende opsomming de voornaamste zijn: -gemengd bulbair-spastische dysartrie (42%): moeizame, trage spraak in korte frasen met intervallen tussen woorden en frasen, onvolledig articulatorisch contact, hypernasaliteit,
6
gespannen en krakende stemkwaliteit, monotonie en -luidheid. Alle componenten van spraak zijn aangetast, maar de graad van beperking is niet voor iedere component gelijk. Deze vorm komt voornamelijk bij ALS-patiënten voor. -gemengd atactisch-spastische dysartrie (23%): associatie met vasculaire aandoeningen, demyelinisatie, degeneratieve aandoeningen en inflammatoire etiologie. -hypokinetisch-spastische dysartrie (7%): Progressieve supranucleaire verlamming (PSP) en ongedefinieerde degeneratieve aandoeningen van het centraal zenuwstelsel. -gemengd atactisch-bulbaire-spastische dysartrie (6%): ook hier lijdt een meerderheid van de patiënten aan ALS. -gemengd
hyper-hypokinetische
dysartrie
(3%):
voornamelijk
bij
Parkinsonpatiënten,
vermoedelijk door on-off-bijwerking van de medicatie (Duffy, 2005). UUMN dysartrie Neuro-anatomisch: unilaterale schade aan de upper motor neuronbanen, die impulsen aan craniale en spinale zenuwen overbrengen, veroorzaakt UUMN dysartrie. Klinisch: de stoornis komt doorgaans tot expressie in articulatie (vnl. onnauwkeurige consonanten), fonatie (vnl. ruwe stem) en prosodie (trage spreeksnelheid). Neurofysiologisch: de stoornis wordt gekenmerkt door zwakte, maar spasticiteit en/of gebrek aan coördinatie zijn ook beschreven waardoor sommige patiënten perceptuele spraakkenmerken vertonen die atactisch of spastisch van aard zijn. De dysartrie is gewoonlijk mild en er is een zeker herstel te verwachten, maar in bepaalde gevallen kan de dysartrie ook ernstig en/of chronisch zijn. Wanneer er sprake is van bijkomende taal- en andere cognitieve stoornissen, is het niet onwaarschijnlijk dat deze een grotere impact hebben op de communicatie dan de dysartrie zelf. Etiologie: ieder proces dat de upper motor neuronen beschadigt, kan UUMN veroorzaken: vasculaire aandoeningen (90%), trauma (4%), tumor (4%), multipele (1%) of andere aandoeningen (1%) waarbij de laesie in 95% van de gevallen supratentorieel is gelokaliseerd en zowel in linker- als rechterhemisfeer kan voorkomen (Duffy, 2005).
7 Tabel 1: Overzicht van de neuranatomische, neurofysiologische en klinische kenmerken van de dysartrietypes met prevalentie binnen Motor Speech Disorders in de Mayo Clinic, 1987-1990 en 1993-2001. (Duffy, 2005)
Type dysartrie Bulbair
Myogeen
Neuro-anatomisch Neurofysiologisch Lower motor neuron: Zwakte motorische kern
Klinisch -fonatoire incompetentie -resonatoire incompetentie -fonatoirprosodische insufficiëntie
Prevalentie 9,1%
Lower motor neuron: Zwakte bij resonantie, motorische aanhoudende of articulatie eindplaten herhaalde beweging
Spastisch
Bilateraal upper motor neuron
Spasticiteit
-prosodische overmaat -articulatorischresonatoire incompetentie -prosodische insufficiëntie -fonatoire stenose
8,2%
Atactisch
Cerebellum
Coördinatieproblematiek
vooral articulatie en prosodie
10,8%
Hypokinetisch
Basale ganglia
Rigiditeit, gereduceerd bewegingsbereik
stem, articulatie en 8,2% prosodie
Onvrijwillige bewegingen
voornamelijk effect op prosodie
21,6%
Unilateraal upper motor neuron
Zwakheid, spasticiteit, coördinatieproblematiek
articulatie, fonatie en prosodie
8,5%
Meerdere van bovenstaande
Meerdere van bovenstaande
heterogene groep van spraakstoornissen en neurologische aandoeningen
29,1%
Hyperkinetisch Basale ganglia UUMN
Gemengd
(waarschijnlijk onderschatting)
8
Perceptuele analyse en spraakverstaanbaarheid Perceptuele analyse is primair gebaseerd op de auditief-perceptuele kenmerken van spraak en geldt als de ‘gouden standaard’ voor het maken van differentiaaldiagnose, ernstoordeel, beslissingen voor behandeling en het beoordelen van functionele veranderingen. De nadelen die eraan verbonden zijn, betreffen lage interbeoordelaarsbetrouwbaarheid, de resultaten zijn moeilijk kwantificeerbaar en er kunnen geen hypotheses getest worden i.v.m. pathofysiologie. Maar aangezien het perceptueel oordeel altijd de aanzet is voor verder onderzoek -iemand oordeelt dat de spraak afwijkend is en dat verder onderzoek genoodzaakt is- blijft dit een unieke en onvervangbare methode. Het perceptueel spraakverstaanbaarheidsonderzoek kan zich richten op foneem-, woord- of zinsniveau of op niveau van spontane spraak. De methodes kunnen algemeen opgedeeld worden in schaalmethodes (bijv. direct magnitude estimation, visueel-analoogschaal…) en identificatiemethodes (bijv. transcriptie, meerkeuze…). Er bestaat echter geen consensus over de meest geschikte methode (Barreto & Ortiz, 2008). Er werden een aantal gestandaardiseerde onderzoeken ontwikkeld waarvan de volgende een belangrijke plaats innemen binnen de wetenschappelijke en klinische onderzoeken (Duffy, 2005): -Assessment of Intelligibility in Dysarthric Speakers (AIDS) (Yorkston & Beukelman, 1981) meet spraakverstaanbaarheid op woord- en zinsniveau a.d.h.v. meerkeuze of transcriptie en maakt een schatting van de ‘communicatieve efficiëntie’ door het aantal verstaanbare woorden per minuut op zinsniveau te berekenen. -Sentence Intelligibility Test (SIT) (Yorkston & Beukelman, 1996) is een nieuwe versie van de ‘AIDS’ met verbeterde stimulusselectie, automatische en snellere scoring en opslag van data. -Frenchay Dysarthria Assessment (FDA) (Enderby, 1980) beoordeelt de spraakverstaanbaarheid op woord-, zins- en conversatieniveau d.m.v. een 5-puntenschaal. -Multiple Word Intelligibility Test (MWIT) (Kent, et al., 1989) scoort het percentage verstaanbaar beoordeelde woorden. De stimuli en antwoordmogelijkheden laten toe 19 fonetische contrasten te onderzoeken. Er bestaat ook een versie met meerkeuze. -Nederlands Spraakverstaanbaarheidsonderzoek (NSVO) (De Bodt, et al., 2006) is een gestandaardiseerd Nederlandstalig onderzoeksinstrument dat spraakverstaanbaarheid meet op foneemniveau. Het resultaat vormt een spraakverstaanbaarheidspercentage en biedt de
9
mogelijkheid tot een kwalitatieve analyse, die belangrijke aanwijzingen voor therapie oplevert. Er bestaat ook een aanvulling van het onderzoek op zinsniveau (NSVO-Z) (Martens, et al., 2010). Ook zijn zelfbeoordelingschalen (Hartelius, Elmberg, Holm, Lövberg, & Nikolaidis, 2008) ontwikkeld zoals: -Living with Neurologically Based Speech Difficulties (Vårdal Institute): deze vragenlijst probeert in kaart te brengen hoe het individu zichzelf en zijn spraakproblemen ervaart en hoe hij zich aanpast. Het is ontworpen om de essentie van individuele problemen te vatten zonder al te veel uitbreiding. -Communication Profile for Speakers with Motor Speech Disorders (Yorkston & Bombardier, 1992): deze vragenlijst bestaat uit 100 statements betreffende de karakteristieken van de stoornis, moeilijke situaties, gebruikte compensatiestrategieën en reacties van anderen. De patiënt scoort de statements op een 5-puntenschaal. -Situation Intelligibility Survey (Berry & Sanders, 1983): een protocol waarin 25 situaties beschreven staan die gescoord worden door de patiënt en/of zijn naaste omgeving naargelang hoe vaak de patiënt moeilijkheden ondervindt of moeilijk verstaanbaar is in een situatie. Ieder dysartrietype gaat gepaard met een zekere graad van verminderde spraakverstaanbaarheid (Hustad, 2006), maar per type kan een cluster van kenmerken worden bepaald die een belangrijke rol spelen in de spraakverstaanbaarheid. In wat volgt, wordt per type een overzicht gegeven van in de literatuur gerapporteerde perceptuele kenmerken die een invloed hebben op de spraakverstaanbaarheid. Bulbaire dysartrie Spraakverstaanbaarheid zal bij aantasting van bilaterale craniale of perifere zenuwen of wanneer multipele zenuwen aangetast zijn meer getroffen zijn dan bij unilaterale aantasting (Duffy, 2005). -Nervus (n.) trigeminus: unilaterale schade aan de motorische takken heeft geen perceptueel effect op spraak. Bilaterale schade heeft echter een belangrijk effect op de articulatie door een gebrek aan precisie of moeilijkheden bij de productie van bilabialen, labiodentalen, linguodentalen, linguo-alveolairen en moeilijkheden bij lip- en tongverplaatsingen bij de productie van klinkers, liquida en halfvocalen. Bilaterale schade aan sensorische takken veroorzaakt onnauwkeurige articulatie t.g.v. beperkte sensorische input (dit is per definitie geen dysartrie).
10
-N. facialis: unilaterale schade veroorzaakt verminderde precisie waardoor distorsie van bilabialen en labiodentalen optreedt. Bij bilaterale schade zal distorsie of onmogelijke productie van bilabialen en labiodentalen en affricatie van stops de spraakverstaanbaarheid reduceren. -N. vagus: unilaterale schade boven de ramus pharyngealis heeft geen effect of milde tot matige hypernasaliteit en nasale emissie bij consonanten die verhoogde intraorale druk vereisen. Bilaterale schade veroorzaakt ernstige hypernasaliteit en nasale emissie. Bij een letsel onder de ramus pharyngealis (inclusief n. laryngeus recurrens en superior) zal unilaterale schade een gevoileerde stemgeving of afonie, heesheid, gereduceerde luidheid, diplofonie, toonhoogtereductie en stembreuken teweegbrengen. Bilaterale schade veroorzaakt dezelfde symptomen maar ernstiger. Een unilaterale laesie van de n. laryngeus superior veroorzaakt milde heesheid en onvermogen tot toonhoogtevariaties. Bij bilaterale schade zal milde tot matige gevoileerde stemgeving, verminderde luidheid en moeilijkheden om de toonhoogte te variëren optreden. Een unilaterale laesie van de n. laryngeus recurrens veroorzaakt heesheid, verminderde luidheid, diplofonie en stembreuken. Bilaterale schade veroorzaakt inspiratoire stridor. -N. hypoglossus: er treedt voornamelijk onnauwkeurige articulatie van linguale fonemen op. Bij unilaterale schade zal de articulatie licht gestoord zijn door distorsies, deze hebben echter weinig impact op de spraakverstaanbaarheid. Bij bilaterale schade zijn er moeilijkheden bij klanken die elevatie van de tongpunt of –rug vereisen. -Myogene type: door het langzame spreektempo en het inzicht van de patiënten in de stoornis is er gewoonlijk geen sprake van slechte spraakverstaanbaarheid. De groep is heterogeen vanwege de verschillende afzonderlijke zenuwen die getroffen kunnen zijn (Dharmaperwira-Prins, 1998). Pseudobulbaire dysartrie Het frequent optreden van aantastingen aan zowel het laryngale, velofaryngale als articulatorische systeem, met aantasting van alle componenten van spraak als gevolg, kunnen verklaren waarom spraakverstaanbaarheid bij deze dysartrie zo regelmatig aangetast is (Duffy, 2005). Roy, Leeper, Blomberg, & Cameron (2001) beschrijven in een gevalsstudie verminderde spraakverstaanbaarheid t.g.v. verminderde fonetische contrasten van de laryngale functie (stemhebbend- stemloos, glottaal-null), fouten tegen de articulatieplaats van linguale fricatieven
11
(alveolaire en palatale fricatieven) en gestoorde velofaryngeale functie (contrast tussen stop en nasaal), onderzocht m.b.v. MWIT (Kent, et al., 1989). Atactische dysartrie In een studie van R.D. Kent, J.F. Kent, Rosenbek, Vorperian, & Weismer (1997) was de meest voorkomende fout, die aberratie van de spraakverstaanbaarheid tot gevolg had, een gestoorde laryngale functie (eventueel in relatie tot supraglottale articulatie): fouten tegen stemcontrast voor de initiale syllabe (bijv. bad-pad) en initiale /h/ (bijv. hat-at). R.D. Kent, J.F. Kent, Duffy, Thomas, Weisemer, & Stuntebeck (2000) vonden een sterke correlatie tussen het oordeel van spraakverstaanbaarheid en de prosodische stoornis (r=0,89), een causaal verband kon echter niet aangetoond worden. Hypokinetische dysartrie Verminderde spraakverstaanbaarheid bij hypokinetische dysartrie is het gevolg van een verminderd contrast tussen syllabes (een vorm van dysprosodie), zeker wanneer de articulatorische precisie is aangetast (Bunton, et al., 2000). Spraakverstaanbaarheid is frequent aangetast bij deze patiënten: van de 75% patiënten die een spraakverstaanbaarheidsonderzoek ondergingen, werd 77% gediagnosticeerd met een gestoorde spraakverstaanbaarheid. Fouten worden meestal gemaakt tegen 'wijze' voornamelijk bij stops, fricatieven en affricatieven, waarschijnlijk door een onvolledig articulatorisch contact (Duffy, 2005). Hyperkinetische dysartrie Spraakverstaanbaarheid is bij hyperkinetische dysartrie relatief gezien weinig gestoord. Inconsistente foneem- en woordproductie en intermittente stemproblemen, beiden een gevolg van athetose, zorgen echter voor minder vertrouwen bij luisteraars in wat ze verstaan hebben, waardoor de geschatte spraakverstaanbaarheid lager is dan de score die via transcriptie wordt bekomen. Gezien de impact van de onvrijwillige bewegingen op sociaal-emotioneel vlak, is spraakverstaanbaarheid voor deze dysartrie geen accurate maat voor beperking (Hustad, 2006). Gemengde dysartrie Spraakverstaanbaarheid is bij een meerderheid van deze patiënten gereduceerd.
12
Dysartrie ten gevolge van ALS: soms is dysartrie een eerste symptoom van de aandoening, dit zorgt bij veel patiënten voor gereduceerde spraakverstaanbaarheid. Er is meestal sprake van bulbaire en/of spastische componenten. De clusters van afwijkende spraak komen overeen met die van spastische en bulbaire dysartrie waaraan verlengde intervallen, verlengde fonemen en ongepaste stiltes worden toegevoegd. Er worden fouten tegen ‘wijze’ (stop versus fricatief) gemaakt. De meest gestoorde kenmerken bij verminderde spraakverstaanbaarheid zijn het nasaalorale stemcontrast, tonghoogte voor klinkers en productie van finale consonanten. Ten gevolge van multiple sclerose (MS): atactische en spastische dysartrie (of een combinatie ervan) zijn meest voorkomend, maar er mag aangenomen worden dat ieder type dysartrie of iedere combinatie ervan kan voorkomen. De kenmerken van afwijkende spraak zijn: gestoorde luidheidscontrole, ruwheid, afwijkende articulatie, verstoorde beklemtoning,
gestoorde
toonhoogtecontrole, hypernasaliteit, ongepaste toonhoogte, wilde lucht en plotse articulatorische onnauwkeurigheid. Als gevolg van Friedreich’s Ataxie (FA) kunnen ruwheid, wilde lucht, gespannen stemgeving, hoorbare
inspiratie,
toonhoogteniveau,
monotonie,
monoluidheid,
stembreuken, excessieve
fluctuerende
variaties
in
toonhoogte, luidheid,
ongepast
hypernasaliteit,
onnauwkeurige consonanten, vervormde vocalen, verlengde fonemen, abnormale snelheid, onregelmatig onnauwkeurige consonanten, overmatige en gelijke klemtoon, ongepaste stiltes, verlengde intervallen en trage snelheid voorkomen. PSP wordt gekenmerkt door hypokinetische, spastische en/of atactische kenmerken of een combinatie ervan. Monotonie, heesheid, nasale emissie, overmatige en gelijke beklemtoning, hypernasaliteit, onnauwkeurige articulatie en trage snelheid zijn kenmerkend. Ziekte van Wilson: kenmerken zijn gereduceerde klemtoon, trage spreeksnelheid, overmatige of gelijke klemtoon, lage toonhoogte, onregelmatige onnauwkeurige consonanten, hypernasaliteit, ongepaste stiltes, verlengde fonemen, verlengde intervallen, gespannen stem en korte frasen. Vaak is er een combinatie van hypokinetische, atactische en spastische dysartrie (Duffy, 2005). UUMN dysartrie Bij UUMN dysartrie is het meest prominente spraakkenmerk de onnauwkeurige consonanten, daarnaast zijn er onregelmatige articulatorische onnauwkeurigheden en meestal is de spreeksnelheid traag (R. D. Kent, Duffy, Slama, J. F. Kent, & Clift, 2001). Ook de laryngale functie kan aangetast zijn.
13
Een overzicht van de perceptuele kenmerken die per type de spraakverstaanbaarheid bepalen, wordt in tabel 2 weergegeven. Tabel 2: Overzicht van de perceptuele kenmerken die per type de spraakverstaanbaarheid bepalen
Type dysartrie
Spraakverstaanbaarheid verstoord
Bulbair
n. V: articulatie n. VII: distorsie van bilabialen en labiodentalen n. X: hypernasaliteit/ gestoorde fonatie n. XII: onnauwkeurige articulatie van linguale fonemen
Myogeen
Gewoonlijk goede compensatie
Spastisch
T.g.v. aantasting van zowel laryngale, velofaryngale als articulatorische functie
Atactisch
T.g.v. laryngale dysfunctie, relatie met prosodie
Hypokinetisch
T.g.v. de combinatie van verminderd syllabecontrast en articulatorische onnauwkeurigheid
Hyperkinetisch
T.g.v. inconsistente foneem- en woordproductie en intermittente stemproblemen
UUMN
T.g.v. onnauwkeurige consonanten
Gemengd
Afhankelijk van de componenten
Uit onderzoek blijkt echter dat differentiaaldiagnose louter op basis van perceptuele analyse weinig accuraat is en dat voornamelijk de klinische context helpt om tot een diagnose te komen (Fonville, Van der Worp, Maat, Aldenhoven, Algra, et al., 2008) (Van de Graaff, Kuiper, Zwinderman, Van Warrenburg, Poels, et al., 2009).
Akoestische analyse en spraakverstaanbaarheid Sinds 1969 zijn de mogelijkheden op vlak van instrumentele analyse sterk uitgebreid en klinisch toepasbaar geworden. Recent wordt in de literatuur de nadruk gelegd op de aanvullende waarde die akoestische metingen kunnen bieden indien deze naast de perceptuele analyse gebruikt
14
worden (R.D. Kent, Weismer, J.F. Kent, Vorperian, & Duffy, 1999). Akoestische metingen bieden objectieve en kwantitatieve informatie, kunnen de subsystemen van spraak ontleden en de effecten van therapie voor iedere component van de spraak opsporen (Roy, et al., 2001). Er wordt in de praktijk echter nog te weinig gebruik gemaakt van deze instrumentele methodes. Een reden hiervoor kan enerzijds het gebrek aan standaarden, normatieve data en richtlijnen voor afname en interpretatie zijn. Er wordt bijv. opgemerkt dat bij vrouwen, die kortere stembanden hebben, hogere waarden voor de 2e formant worden gemeten (R.D. Kent, J.F. Kent, Weismer, Martin, Sufit, et al., 1989). Anderzijds kan onvoldoende kennis en bewijs van de bijdrage die deze methodes leveren (R.D. Kent & Y.-J. Kim, 2003) een reden zijn om geen instrumentele analyse uit te voere. Voor een akoestische meting heeft men volgende componenten nodig (Kent, et al., 1999): -een condensatormicrofoon, bij voorkeur een ‘headworn’ microfoon -een DAT-recorder met 44,1 kHz sampling rate en 16 of 32-bit conversie -een spraakanalysesysteem waarbij tijds- en frequentiedomeinanalyses mogelijk zijn bijv.: Praat (Boersma & Weeninck), Computerized Speech Laboratory (CSL, Kay Elemetrics Corp.), Dr. Speech (Tiger-electronics), Multi-Dimensional Voice Program (MDVP) (Van Borsel, 2008). -luidsprekers van hoge kwaliteit -eventueel een groot scherm om meerdere vensters te visualiseren -een stille omgeving (absoluut noodzakelijk) Analoog aan perceptuele dimensies kan het resultaat van één akoestische meting voor verschillende types gelden (bijv. de helling van de 2e formant), maar een combinatie met andere metingen kan een uniek kenmerk worden van één bepaald type (Y.-J. Kim, et al., 2011). Identificatie van de akoestische eigenschappen die bepalend zijn voor het onderscheid tussen types en subtypes van dysartrie kunnen een grote bijdrage leveren voor de classificatie van dysartie (R.D. Kent, et al., 1999). In wat volgt wordt per type een opsomming gemaakt van de akoestische parameters die in de literatuur in verband gebracht worden met spraakverstaanbaarheid. Een overzicht is te vinden in tabel 3.
15
Bulbaire dysartrie Fonatie: er werd meer intersprekersvariabiliteit opgemeten in de Voice Onset Time (VOT) dan bij spastische en hypokinetische dysartrie (R.D. Kent, et al., 2003). Articulatie: de hellingsgraad van de 2e formant (F2) is afgevlakt (Y.-J. Kim, Weismer, R.D. Kent, & Duffy, 2009), de akoestische klinkerruimte (VSA) is gereduceerd en er is een verminderd verschil tussen de eerste momenten van /s/ en /ʃ/ (Chen & Stevens, 2001). De articulatiesnelheid is volgens een onderzoek van Y.-J. Kim, et al. (2011) traag, in tegenstelling tot een studie van Nishio & Niimi (2001) waar geen abnormale articulatiesnelheden gerapporteerd worden. Myogene dysartrie: in de literatuur m.b.t. akoestische analyses wordt geen onderscheid gemaakt binnen bulbaire dysartrie. Pseudobulbaire dysartrie Fonatie: er worden langere VOT gemeten in ongeaspireerde explosieven bij Mandarijnsprekende patiënten met hersenverlamming (Liu, Tseng, & Tsao, 2000). In een review van R.D. Kent, et al. (2003) daarentegen wordt melding gemaakt van studies die kortere VOT opmeten bij spastische dysartrie. Articulatie: in de literatuur wordt vermeld dat de helling van de 2e formant (F2) afgevlakt is (Roy, et al. 2001), deze parameter wijst op een relatieve traagheid in de beweging die tot configuratie van het aanzetstuk leidt (Kim, et al., 2009). Ook een hogere variabiliteit van de 1e formant (vF1), een gereduceerde akoestische klinkerruimte (VSA), een kleinere gemiddelde afstand en een hoge graad van overlap tussen de klinkers (H. Kim, Hasegawa-Johnson, & Perlman, 2011), een tragere articulatiesnelheid (Y.-J. Kim, et al., 2011), langere vocaalkernen (Y.-J. Kim, et al., 2009) en een verminderd verschil tussen de eerste momenten van /s/ en /ʃ/ (Chen & Stevens, 2001) worden vermeld. Liu, et al., (2000) melden dat voornamelijk het contrast tussen
geaspireerde
en
ongeaspireerde
explosieve
consonanten
de
algemene
spraakverstaanbaarheid bepaalt, samen met het contrast tussen fricatief en affricatief en tussen voor- en achterklinker verklaren deze 99% van de spraakverstaanbaarheid. De kleinere range van de 1e formant (F1) wijst op een restrictie van de tongbeweging in de verticale richting.
16
Atactische dysartrie Fonatie: een ongewoon grote range van fundamentele frequentie (Y.-J. Kim, et al., 2011) en grote variabiliteit in VOT (R.D. Kent & Y.-J. Kim, 2003). Onverstaanbare episodes bevatten minder stemenergie (R.D. Kent, et al., 1997). Articulatie: een afgevlakte F2-helling (Y.-J. Kim, et al., 2011), een verminderd verschil tussen de eerste momenten van /s/ en /ʃ/ (Chen & Stevens, 2001), trage diadochokinese (alternating motion rate (AMR) voorspelt 60% van de spraakverstaanbaarheid) (R.D. Kent, et al., 2000) t.g.v. een groter hiaat bij herhaling (Ozawa, Shiromoto, Ishizaki, & Watmori, 2001), trage articulatiesnelheid (R.D. Kent, et al., 2000), een gereduceerde akoestische klinkerruimte (VSA) en langere vocale kernen (Y.-J. Kim, et al., 2009) worden beschreven. Onverstaanbare episodes bevatten minder variatie van F1 en F2 voor klinkersegmenten en vage kenmerken van consonanten (R.D. Kent, et al., 1997). Prosodie: Y.-J. Kim, et al. (2011) beschrijft een trage spreeksnelheid en tendens naar gelijke syllabeduur . Hypokinetische dysartrie Fonatie: een kleiner bereik van de fundamentele frequentie (F0) (Bunton, R.D. Kent, J.F. Kent, & Duffy, 2001), relatief hoge gemiddelde F0 en verminderde F0-variabiliteit (Y.-J. Kim, et al., 2011). Articulatie: de F2-helling is afgevlakt, een verminderde F2i/F2u ratio t.g.v. verminderde articulatorische bewegingen (Sapir, Ramig, Spielman, & Fox, 2010), verminderde F2 pieken (Y.J. Kim, et al., 2011), gereduceerde akoestische klinkerruimte (VSA) en een verminderd verschil tussen de eerste momenten van /s/ en /ʃ/ (Chen & Stevens, 2001). Prosodie: Y.-J. Kim, et al. (2011) beschrijft normale of sneller dan normale spreeksnelheid. Hyperkinetische dysartrie Articulatie: een afwijkende helling van F2, trage articulatiesnelheid (Y.-J. Kim, et al., 2011), gereduceerde akoestische klinkerruimte (VSA) en een verminderd verschil in de eerste momenten van /s/ en /ʃ/ wordt vastgesteld (Chen & Stevens, 2001). Gemengde dysartrie Gemengde dysartrie t.g.v. ALS: Fonatie: een grotere variabiliteit van VOT voor stops (R.D. Kent & Y.-J. Kim, 2003).
17
Articulatie: F2 helling daalt bij verminderde spraakverstaanbaarheid en is gecorreleerd aan spraakverstaanbaarheid (R.D. Kent, et al., 1989), de klinkerruimte is gereduceerd en de klank /ʃ/ vertoont een langer tijdsverloop (Tjaden & Turner, 1997). Prosodie: Weismer, Jeng, Laures, R.D. Kent, & J.F. Kent (2001) beschrijven een trage spreeksnelheid. Gemengde dysartrie t.g.v. FA: Fonatie: abnormale variatie van F0 en intensiteit bij verlengde fonatie van een klinker. Articulatie: langere woordduur. Prosodie: een trage spreeksnelheid (Duffy, 2005). UUMN dysartrie Fonatie: verhoogde variatie van F0 (Duffy, 2005). Articulatie: een afwijkende helling van F2, trage spreeksnelheid (Duffy, 2005), gereduceerde akoestische klinkerruimte (VSA) en een verminderd verschil tussen de eerste momenten van /s/ en /ʃ/ worden vastgesteld (Chen & Stevens, 2001). De literatuur rond akoestische parameters van spraakverstaanbaarheid bevat echter weinig onderzoek waarbij àlle dysartrietypes worden bestudeerd om de akoestische parameters te kunnen identificeren die bijdragen tot het onderscheid tussen types en subtypes van dysartrie. De onderzoeken bevatten doorgaans een kleine studiegroep en er wordt slechts in een beperkt aantal onderzoeken een onderscheid gemaakt tussen mannelijke en vrouwelijke sprekers. Deze studie onderzoekt: 1) het verschil tussen dysartrietypes voor perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid, 2) welke akoestische parameters een verband met perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid vertonen per type, 3) in welke mate akoestische parameters perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid per type bepalen en 4) of bepaalde waarden van akoestische parameters predictieve waarde bezitten voor het spraakverstaanbaarheidsniveau. Hierbij wordt een onderscheid gemaakt tussen mannelijke en vrouwelijke sprekers en onderscheiden we myogene dysartrie als subtype van bulbaire dysartrie omdat deze op klinisch vlak belangrijke verschillen vertonen.
Tabel 3: Overzicht van de akoestische parameters die spraakverstaanbaarheid bepalen per type.
Articulatie
Helling F2 vF1 F2i/F2u Vocale kernen Vergelijken eerste moment /s/ en /ʃ/ VSA AMR Articulatiesnelheid
Prosodie
Spreeksnelheid Syllabeduur Intensiteitsrange
Fonatie
F0
Bulbair Regressie
Spastisch Regressie Verhoogde variabiliteit
Atactisch Regressie
Hypokinetisch Hyperkinetisch Gemengd Regressie Regressie Regressie
Verminderd Verminderd verschil tussen /s/ en /ʃ/ Gereduceerd Trager? Normaal?
Verlengd Verminderd verschil tussen /s/ en /ʃ/ Gereduceerd Trager
Verlengd Verminderd verschil tussen /s/ en /ʃ/ Gereduceerd Traag Trager
Traag
Verminderd verschil tussen /s/ en /ʃ/
Verminderd verschil tussen /s/ en /ʃ/
Gereduceerd
Gereduceerd
Normaal of versneld
Gelijke duur Gereduceerd Gereduceerd Gereduceerd Gereduceerd
Grote range
Verminderd verschil tussen /s/ en /ʃ/ Gereduceerd
Verminderd verschil tussen /s/ en /ʃ/ Gereduceerd
Trager
Traag
Trager
Verminderde variabiliteit, relatief hoog, klein bereik
Meer Verlengd Grote interspreker- korter variabiliteit variabiliteit Gekleurde vakken wijzen op in de literatuur vermelde afwijkende waarden. VOT
UUMN Regressie
Gereduceerd
Gereduceerd Gereduceerd FA: abnormale variatie FA: Verhoogde abnormale variabiliteit variabiliteit ALS: grotere variabiliteit 18
19
Methodologie Proefpersonen Patiënten/sprekers: Voor dit onderzoek werden gegevens van 27 volwassen patiënten, waarvan 9 mannen en 18 vrouwen, gebruikt. Bij elk van hen werd een vorm van dysartrie gediagnosticeerd door 2 experts op vlak van neurologische aandoeningen. De patiënten hadden geen andere neurologische comorbiditeit naast de aandoening die in verband gebracht werd met de dysartrie. De gegevens van de proefpersonen zijn terug te vinden in tabel 4: patiëntgegevens. Patiënten met de ziekte van Parkinson kregen gedurende 12 uren vóór de spreektaak geen medicatie toegediend, wat overeenkomt met een praktisch gedefinieerde off-fase, overeenkomstig het CAPSIT-protocol (Defer, et al., 1999). Luisteraars: Een groep van 57 proefpersonen (31 mannen en 26 vrouwen binnen de leeftijdscategorie van 18 tot en met 25 jaar) werd gevraagd een luistertaak uit te voeren. Geen van hen had ervaring met het beoordelen van of werken met patiënten met pathologische spraak ten gevolge van een neurologische stoornis.
Procedure Uit een patiëntenbestand van het UZ Gent, afdeling Neurologie, werden spraakstalen van 74 patiënten met als inhoud de tekst ‘De noordenwind en de zon’ (International Phonetic Association, 1999) ter beschikking gesteld. Deze stalen werden in consensus beoordeeld door 2 experts op vlak van neurologische spraak- en taalstoornissen en daarbij ingedeeld volgens de dysartrieclassificatie van Darley, et al. (1969) met verdere uitbreiding van UUMN dysartrie (Duffy, 1996) en specificatie van bulbaire dysartrie met myogene dysartrie. Op basis van het aantal gestoorde parameters werd een ernstcijfer (0-10) toegekend aan ieder staal. Deze cijfers dienden als basis voor een indeling met de categorieën licht, matig of ernstig. Uit de verzameling van stalen werden de categorieën ‘geen dysartrie’ en ‘niet-classificeerbare dysartrie’ niet weerhouden en er werd een selectie gemaakt uit de 41 hypokinetisch beoordeelde spraakstalen omdat dit aantal niet in verhouding was met de andere dysartrietypes. Deze selectie werd zodanig gemaakt dat er uit iedere ernstcategorie random 3 patiënten gekozen werden. Zo ontstond een subset van 27 spraakstalen (tabel 4).
20 Tabel 4: Patiëntgegevens
1. 2. 3. 4. 5. 6. 7. 8. 9. 10. 11. 12. 13. 14. 15. 16. 17. 18. 19. 20. 21. 22. 23. 24. 25. 26. 27.
Geslacht
Stoornis
Logopedische diagnose
Man Man Vrouw Vrouw Vrouw Man Vrouw Vrouw Vrouw Vrouw Vrouw Vrouw Vrouw Man Vrouw Man Man Vrouw Vrouw Vrouw
PD PD PD CBD Essentiële tremor CVA CVA PD LBD PD FTD MS cerebellaire ataxie HD HD CVA CVA atrofie ALS Progressieve cerebellaire aantasting PD ALS MS HD HD ALS Myasthenia Gravis
hypokinetische dysartrie hypokinetische dysartrie hypokinetische dysartrie atactische dysartrie atactische dysartrie bulbaire dysartrie UUMN hypokinetische dysartrie hypokinetische dysartrie hypokinetische dysartrie gemengde dysartrie gemengde dysartrie gemengde dysartrie hyperkinetische dysartrie hyperkinetische dysartrie pseudobulbaire dysartrie atactische dysartrie myogene dysartrie myogene dysartrie
Man Vrouw Vrouw Man Vrouw Vrouw Man
myogene dysartrie gemengde dysartrie gemengde dysartrie gemengde dysartrie hyperkinetische dysartrie hyperkinetische dysartrie myogene dysartrie myogene dysartrie
Ernstschaal (1-3) 1 1 1 1 1 1 1 2 2 2 2 2 2 2 2 2 2 2 2 2 3 3 3 3 3 3 3
PD: Parkinson, CBD: corticobasale degeneratie, CVA: cerebro-vasculaire aandoening, LBD: Lewy Body dementia, FTD: Frontal Temporal Demantia, HD: ziekte van Huntington. Ernstschaal: 1= mild; 3= ernstig. Perceptuele analyse Transcriptietaak: De eerste taak omvatte transcriptie van afzonderlijke woorden (“mantel” – “gehuld” – “geacht” – “overeen” – “sterkste”) die éénmaal aangeboden werden. De luisteraar kreeg de geluidsfragmenten te horen via een hoofdtelefoon op een comfortabel luidheidsniveau en vulde het elektronisch formulier op eigen tempo in (zie appendix I).
21
Luistertaak naïeve beoordelaars: Voor de luistertaak werd de tekst met behulp van ‘Praat’ (Boersma, & Weenink, 2011) gesegmenteerd in zes afzonderlijke zinnen die vervolgens op dezelfde intensiteit gebracht werden. Tot slot werden 27 random combinaties gemaakt van de volledige tekst zodat elke zin door een andere spreker werd voorgelezen. De luisteraar kreeg de geluidsfragmenten te horen via een hoofdtelefoon op een comfortabel luidheidsniveau en vulde op eigen tempo het elektronisch formulier (zie appendix I) in. Het protocol startte met een familiarisatie, waarbij hij de volledige tekst, voorgelezen door een spreker zonder neurologische pathologie of spraakstoornissen, te horen kreeg. Hierna beluisterde de luisteraar 3 van de 27 random combinaties van de tekst. Na het beluisteren van een zin -die meermaals beluisterd kon worden- werd telkens gevraagd de spraakverstaanbaarheid van deze zin te beoordelen op een 5-puntenschaal (1: ik versta niets - 2: ik versta losse woorden - 3: ik versta het pas als ik me goed concentreer - 4: ik versta bijna alles - 5: ik heb alles goed verstaan). Professionele beoordeling: Dezelfde experts die de patiënten classificeerden, beoordeelden ook de spraakverstaanbaarheid van iedere patiënt in consensus a.d.h.v. een 5-puntenschaal. Akoestische analyse Voor akoestische analyse werd gebruik gemaakt van ‘Praat’. Drie scripts werden toegepast op de volledige tekst en op de afzonderlijke zinnen van de geselecteerde spraakstalen. Een eerste script ‘Klemtoon’ berekende de mediaan van de fundamentele frequentie (mediaan F0) in Hertz, de interkwartielrange van de fundamentele frequentie (IQR F0, Hz) in Hertz en het grondtoonmodulatietempo Pc 25-75 en Pc 5-95 (F0 modulatietempo 1 en 2, Hz/s) in Hertz per seconde. Ook de mediaan van de sterkte in decibel (niet geijkt), de interkwartielrange van de sterkte in decibel (IQR I dB) en het intensiteitsmodulatietempo Pc 25-75 en Pc 5-95 in dB per seconde (I modulatietempo 1 en 2, dB/s) werden hiermee berekend. Met het tweede script ‘Spreeksnelheid’ werd de spreeksnelheid (het aantal syllaben per seconde met inbegrip van spreekpauzes) in aantal syllabes per seconde berekend. Dit script bepaalde ook de articulatiesnelheid (aantal syllaben per seconde zonder spreekpauzes) dat ter aanvulling vergeleken kan worden met de spreeksnelheid. Het derde script ‘F2 Interkwartielafstand’ berekende de interkwartielrange van de tweede formant (IQR F2; dit refereert naar de voor- achterwaartse tongbeweging). Ter aanvulling werd ook percentiel 25 en 75 gegeven als respectievelijk laagste en hoogste waarde van F2.
22
Instrumentarium De spreektaak werd bij iedere patiënt in dezelfde stille ruimte zonder achtergrondlawaai opgenomen. Bij de opname werd een ‘EMM_MS907 Sony Electret condenser microphone’ gebruikt die zich op ongeveer 30 cm van de mond van de spreker bevond. De gegevens werden verwerkt in Praat (Boersma & Weenink). De beoordelingstaak werd opgesteld in Microsoft Office Acces 2007 en aan de beoordelaars aangeboden via twee notebooks: Hewlett Packard Pavilion dv3 en Dell Vostro 1000. Het geluid werd aangeboden via ‘Sony Dynamic Stereo Headphones MDR-V150’.
23
Resultaten Gemiddelde perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid De gemiddelde perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid op zinsniveau per type afzonderlijk is weergegeven in figuur 1. De hoogste gemiddelde scores (> 4) werden gegeven aan atactische, bulbaire, pseudobulbaire en hypokinetische dysartrie. Gemengde dysartrie kreeg de laagste gemiddelde score (< 3). De standaarddeviatie is het grootst voor myogene, gemengde, UUMN en hyperkinetische dysartrie. Atactische, pseudobulbaire en bulbaire dysartrie kennen de minste spreiding. Exacte waarden zijn te vinden in appendix II.
Figuur 1: Gemiddelde spraakverstaanbaarheidsscore per type
De verschillen tussen dysartrietypes voor gemiddelde spraakverstaanbaarheidsscore zijn significant in de gevallen beschreven in tabel 5 (berekend d.m.v. Man-Whitney U-test). Wanneer ook het geslacht in rekening wordt gebracht, krijgen mannelijke sprekers met atactische, hypokinetische en pseudobulbaire dysartrie de hoogste gemiddelde scores (> 4), gemengde dysartrie de laagste (< 3). De standaarddeviatie is het grootst voor hyperkinetische dysartrie en het kleinst voor hypokinetische, pseudobulbaire, bulbaire en atactische dysartrie (figuur 2).
24
z=-2,166 * NS
bulbair myogeen pseudobulbair atactisch hypokinetisch hyperkinetisch gemengd
NS z=-3,274 *** z=-2,215 * NS
z=-3,752 *** z=-4,298 *** z=-3,617 *** z=-5,649 *** z=-6,392 *** z=-2,477 *
z=-3,272 *** z=-2,058 * z=-3,037 ** z=-5,098 *** z= -4,373 ***
myogeen
pseudobulbair
atactisch
hypokinetisch
hyperkinetisch
UUMN
gemengd
Tabel 5: Significante verschillen van gemiddelde spraakverstaanbaarheidsscore tussen types
NS
NS
NS
z=-2,883 ** NS
z=-5,101 *** z=-2,670 **
z=-1,956 *
z=-2,742 **
z=-3,577 ***
z=-2,487 * *= P≤0,05; **= P≤0,01; ***= P≤0,001
Bij vrouwelijke sprekers werden de hoogste scores (> 4) toegekend aan atactische en hypokinetische dysartrie, de laagste (< 3) aan sprekers met gemengde dysartrie. De standaarddeviatie is het grootst bij myogene, gemengde, hyperkinetische en UUMN dysartrie en het kleinst bij atactische dysartrie (figuur 2). Exacte waarden zijn te vinden in appendix II.
Figuur 2: Gemiddelde spraakverstaanbaarheidsscore van mannelijke en vrouwelijke sprekers per type
25
Correlaties tussen akoestische metingen en spraakverstaanbaarheidsscores Deze correlaties werden berekend voor de data van de afzonderlijk beoordeelde zinnen, het gemiddelde van de beoordeelde zinnen per proefpersoon (de volledige tekst), de transcriptiescores en de professionele beoordeling van de tekst. Er werd telkens een onderscheid gemaakt tussen de globale correlatie, de correlatie per dysartrietype afzonderlijk en de correlatie per dysartrietype met onderscheid tussen geslachten. Overzichtstabellen zijn te vinden in appendix III. Globaal: Op geen van de onderzochte niveaus vertoont de spraakverstaanbaarheid correlatie (|r|>0,75) met een akoestische parameter. Per type: De perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid op zinsniveau vertoont geen correlatie (|r|>0,75) met een akoestische parameter. Op tekstniveau is er wel een significante correlatie tussen spraakverstaanbaarheid bij hypokinetische dysartrie en het I modulatietempo 1 (r=-0,893) (P=0,017). Bij professionele data is er een significante correlatie tussen spraakverstaanbaarheid van sprekers met gemengde dysartrie en de laagste (r=0,827) (P=0,042) en hoogste (r=0,826) (P=0,043) waarde van F2, de spreeksnelheid (r=-0,864) (P=0,026) en de articulatiesnelheid (r=-0,867) (P=0,025). Mannelijke sprekers: Bij mannelijke sprekers is er enkel op zinsniveau een significante correlatie (|r|>0,75) tussen de spraakverstaanbaarheid van: -myogene dysartrie en de IQR F0 (r=0,877) (P=0,022). -hypokinetische dysartrie en de laagste waarde van F2 (r= 0,784) (P=0,003). -hyperkinetische dysartrie en de IQR F0 (r=0,986) (P=0,016), het F0 modulatietempo 1 (r=0,895) (P=0,016) en 2 (r=0,903) (P=0,014) en de spreeksnelheid (r=0,983) (P<0,001). Vrouwelijke sprekers: Bij vrouwelijke sprekers is er op zinsniveau een significante correlatie (|r|>0,75) tussen spraakverstaanbaarheid van: -hyperkinetische dysartrie en de IQR F0 (r=0,749) (P=0,005), het F0 modulatietempo 1 (r=0,778) (P=0,003) en 2 (r=0,839) (P=0,001) en IQR I (r=0,816) (P=0,001). -UUMN dysartrie en de mediaan F0 (r=0,881) (P=0,021) en de articulatiesnelheid (r=-0,812) (P=0,050).
26
Op tekstniveau is er een significante correlatie (|r|>0,75) tussen spraakverstaanbaarheid bij vrouwelijke sprekers met hypokinetische dysartrie en de mediaan F0 (r=0,958) (P=0,042). De professioneel beoordeelde spraakverstaanbaarheid van vrouwelijke sprekers met myogene dysartrie vertoont een correlatie (|r|>0,75) met het I modulatietempo 1 (r=0,999) (P=0,028).
Multipele regressieanalyse met spraakverstaanbaarheid als afhankelijke variabele Via multipele regressie wordt bepaald in welke mate spraakverstaanbaarheid afhankelijkheid is van akoestische parameters. Deze analyses werden telkens berekend voor de data van de afzonderlijk beoordeelde zinnen, het gemiddelde van de beoordeelde zinnen (dus de volledige tekst), de transcriptiescores en de professionele beoordeling van de tekst. Er werd opnieuw telkens een onderscheid gemaakt tussen de analyse van globale data, analyse per dysartrietype en analyse per dysartrietype en geslacht. De analyse werd per onderdeel volgens de methode ‘enter’ en ‘stepwise’ uitgevoerd. Overzichtstabellen zijn te vinden in appendix IV Methode: enter Globaal: Op zinsniveau wordt de variatie in perceptuele spraakverstaanbaarheid voor 37% verklaard door de akoestische variabelen (r=0,606) (R²=0,367) (F=6,533) (P<0,001). De volgende predictoren vertonen een significant lineair verband: IQR F0 (β=0,472) (P=0,004), het I modulatietempo 2 (β=0,698) (P=0,001), de IQR F2 (β=0,560) (P=0,002), de hoogste waarde van F2 (β=-0,593) (P=0,013) en de articulatiesnelheid (β=-0,449) (P=0,008). Op tekstniveau wordt de variatie in perceptuele spraakverstaanbaarheid voor 79% door de akoestische variabelen verklaard (r=0,888) (R²=0,789) (F=4,372) (P=0,005). De IQR F0 (β=0,988) (P=0,033) alsook de IQR I (β=-0,770) (P=0,019) zijn als voorspeller van de spraakverstaanbaarheid op tekstniveau significant. De variatie in professioneel beoordeelde spraakverstaanbaarheid wordt voor 80% verklaard door de akoestische parameters (r=0,896) (R²=0,803) (F=4,754) (P=0,004). Geen enkele parameter is echter een significante voorspeller. Per type: De variatie in perceptuele spraakverstaanbaarheid op zinsniveau wordt door de predictoren (de akoestische parameters) verklaard bij:
27
-myogene dysartrie voor 85% (r=0,924) (R²=0,854) (P<0,001) (F=8,254). De significante voorspellers zijn de IQR I (β=0,961) (P=0,007), het I modulatietempo 1 (β=-2,373) (P=0,001) en 2 (β=1,320) (P=0,003). -gemengde dysartrie voor 77% (r=0,876) (R²=0,768) (P=0,002) (F=4,811). De IQR I (β=0,661) (P=0,044) is een significante voorspeller. Mannelijke sprekers: De resultaten voor mannelijke sprekers zijn voor geen enkele van de onderzochte datasets significant. Vrouwelijke sprekers: De variatie in perceptuele spraakverstaanbaarheid bij vrouwelijke sprekers op zinsniveau wordt door de predictoren (de akoestische parameters) verklaard bij: -myogene dysartrie voor 93% (r=0,963) (R²=0,928) (F=14,053) (P<0,001). Significante voorspellers zijn de IQR I (β=0,830) (P=0,005), het I modulatietempo 1 (β=-3,176) (P<0,001) en 2 (β=2,422) (P<0,001). -gemengde dysartrie voor
90% (r=0,907) (R²=0,823) (F=4,219) (P=0,015). Geen enkele
voorspeller is significant. Methode: stepwise Globaal: Op zinsniveau wordt de variatie in perceptuele spraakverstaanbaarheid voor 35% verklaard door de predictoren (de akoestische parameters) (r=0,592) (R²=0,351) (F=12,690) (P<0,001). Het I modulatietempo 2 (β=0,595) (P<0,001), de IQR F2 (β=0,497) (P<0,001), de hoogste waarde van F2 (β=-0,532) (P<0,001), de IQR F0 (β=0,373) (P<0,001), de articulatiesnelheid (β=-0,292) (P<0,001) en de IQR I (β=0,-336) (P<0,001) zijn significante voorspellers. Op tekstniveau wordt de variatie in perceptuele spraakverstaanbaarheid voor 26% verklaard door het I modulatietempo 2 (r=0,516) (R²=0,266) (F=9,068) (P=0,006). Deze variabele vertoont als voorspeller een significant lineair verband met de spraakverstaanbaarheid (β=0,516) (P=0,006). Per type: Op zinsniveau wordt de variatie in perceptuele spraakverstaanbaarheid bij: -myogene dysartrie (r=0,809) (R²=0,655) (F=16,438) (P<0,001) voor 66% verklaard door de hoogste waarde van F2 (β=-0,420) (P=0,005), de IQR F2 (β=0,694) (P<0,001) en het I modulatietempo 2 (β=-0,545) (P<0,001).
28
-hypokinetische dysartrie (r=0,389) (R²=0,152) (F=6,080) (P=0,019) voor 15% verklaard door de laagste waarde van F2 (β=-0,389) (P=0,019). -hyperkinetische dysartrie (r=0,801) (R²=0,642) (F=13,442) (P<0,001) voor 64% verklaard door het F0 modulatietempo 2 (β=0,780) (P<0,001) en de IQR F2 (β=-0,392) (P=0,025). -gemengde dysartrie (r=0,787) (R²=0,619) (F=20,345) (P<0,001) voor 62% verklaard door de articulatiesnelheid (β=-0,668) (P<0,001) en het F0 modulatietempo 2 (β=0,744) (P<0,001). -UUMN dysartrie (r=0,998) (R²=0,995) (F=318,818) (P=0,003) voor 99% verklaard door de mediaan van F0 (β=0,735) (P=0,002), het F0 modulatietempo 1 (β=0,543) (P=0,005) en de hoogste waarde van F2 (β=0,203) (P=0,029). Op tekstniveau wordt de variatie in perceptuele spraakverstaanbaarheid van hypokinetische dysartrie voor 80% verklaard door het I modulatietempo 1 (r=0,893) (R²=0,797) (F=15,751) (P=0,017). Deze variabele is een significante voorspeller van de spraakverstaanbaarheid (β=0,893) (P=0,017). De variatie van professioneel perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid bij gemengde dysartrie (r=0,986) (R²=0,972) (F=51,685) (P=0,005) wordt voor 97% verklaard door de articulatiesnelheid (β=-0,612) (P=0,012) en de laagste waarde van F2 (β=0,534) (P=0,017). Op woordniveau wordt de variatie in perceptuele spraakverstaanbaarheid bij: -myogene dysartrie (r=0,530) (R²=0,280) (F=8,966) (P=0,006) voor 28% verklaard door het I modulatietempo 2 (β=0,530) (P=0,006). -hypokinetische dysartrie (r=0,363) (R²=0,132) (F=4,242) (P=0,049) voor 13% verklaard door de laagste waarde van F2 (β=-0,363) (P=0,049). -hyperkinetische dysartrie (r=0,470) (R²=0,221) (F=5,095) (P=0,037) voor 22% verklaard door de hoogste waarde van F2 (β=0,470) (P=0,037). -gemengde dysartrie (r=0,485) (R²=0,236) (F=8,629) (P=0,007) voor 23% verklaard door het I modulatietempo 2 (β=0,485) (P=0,007). Mannelijke sprekers: De variatie in perceptuele spraakverstaanbaarheid op zinsniveau wordt bij mannelijke sprekers met: -myogene dysartrie (r=0,877) (R²=0,769) (F=13,330) (P=0,022) voor 77% verklaard door de IQR F0 (β=0,877) (P=0,022).
29
-hypokinetische dysartrie (r=0,784) (R²=0,615) (F=15,986) (P=0,003) voor 62% verklaard door de laagste waarde van F2 (β=0,784) (P=0,003). -hyperkinetische dysartrie (r=0,996) (R²=0,993) (F=210,847) (P=0,001) voor 99% verklaard door de spreeksnelheid (β=1,264) (P=0,001) en articulatiesnelheid (β=-0,325) (P=0,044). Vrouwelijke sprekers: De variatie in perceptuele spraakverstaanbaarheid op zinsniveau wordt bij vrouwelijke sprekers met: -myogene dysartrie (r=0,812) (R²=0,659) (F=20,260) (P<0,001) voor 66% verklaard door de laagste waarde van F2 (β=-0,693) (P<0,001) en het F0 modulatietempo (Pc 25-75) (β=0,535) (P<0,001). -hypokinetische dysartrie (r=0,454) (R²=0,206) (F=5,710) (P=0,026) voor 21% verklaard door de mediaan van F0 (β=0,454) (P=0,026). -hyperkinetische dysartrie (r=0,839) (R²=0,705) (F=23,859) (P=0,001) voor 71% verklaard door het F0 modulatietempo 2 (β=0,839) (P=0,001). -gemengde dysartrie (r=0,823) (R²=0,677) (F=19,942) (P<0,001) voor 68% verklaard door het F0 modulatietempo 2 (β=0,851) (P<0,001) en de articulatiesnelheid (β=-0,446) (P=0,004). -UUMN dysartrie (r=0,999) (R²=0,998) (F=318,818) (P=0,003) voor 99% verklaard door de mediaan van de F0 (β=0,735) (P=0,002), het F0 modulatietempo 1 (β=0,543) (P=0,005) en de hoogste waarde van F2 (β=0,203) (P=0,029). Op tekstniveau wordt de variatie in perceptuele spraakverstaanbaarheid van vrouwelijke sprekers met hypokinetische dysartrie (r=0,958) (R²=0,918) (F=22,400) (P=0,042) voor 92% verklaard door de mediaan van F0. Deze variabele is een significante voorspeller van de spraakverstaanbaarheid (β=0,958) (P=0,042).
Predictieve waarde van akoestische parameters voor spraakverstaanbaarheid Een voorspelling a.d.h.v. een beslissingsboom maakt het mogelijk verschillende kwantitatieve waarden
van
akoestische
parameters
in
verband
te
brengen
met
wisselende
spraakverstaanbaarheid. Zinsniveau: Een eerste indeling van perceptuele spraakverstaanbaarheidsscores wordt op basis van de IQR F0 gemaakt (zie figuur 3).
30
Bij een IQR F0 kleiner of gelijk aan 21 Hz worden de meeste elementen van de laagste spraakverstaanbaarheidscategorieën opgenomen. Bij een IQR F0 tussen 21 en 35 Hz worden de overige elementen van categorie 1 en 2 opgenomen alsook 1/3 van de elementen uit de hogere spraakverstaanbaarheidscategorieën. Wanneer de IQR F0 groter is dan 35 Hz worden enkel elementen van categorie 3, 4 en 5 opgenomen. 90%
aandeel per catergorie
80% 70% 60%
SV 1
50%
SV 2
40%
SV 3
30%
SV 4
20%
SV 5
10% 0% IQR F0 ≤ 21 Hz
21Hz < IQR F0 ≤ 35 Hz
35 Hz < IQR F0
Figuur 3: Spraakverstaanbaarheid op zinsniveau o.b.v. akoestische waarden van de interkwartielrange van de fundamentele frequentie (IQR F0)
Een verdere opdeling kan gemaakt worden binnen de elementen waarvan de IQR F0 kleiner of gelijk is aan 21 Hz o.b.v. IQR F2 (figuur 4).
aandeel per catergorie
100% 80%
SV 1
60%
SV 2
40%
SV 3
20%
SV 4 SV 5
0% IQR F2 ≤ 512
IQR F2 > 512
Figuur 4: Spraakverstaanbaarheid op zinsniveau o.b.v. akoestische waarden van de interkwartielrange van de 2e formant (IQR F2) bij IQR F0 ≤ 21Hz
Alle elementen van de eerste categorie en de meerderheid van de elementen in de tweede categorie worden opgenomen wanneer de IQR F2 kleiner is of gelijk aan 512 Hz.
31
A.d.h.v. dit model worden categorie 2 en 4 met respectievelijk 61,5% en 90,5% correct geclassificeerd. De proportie fout geclassificeerde gevallen is echter vrij groot (54%). Woordniveau: Wanneer de IQR I groter is dan 7 dB, worden de laagste spraakverstaanbaarheidscategorieën het minst vertegenwoordigd. De minst verstaanbare uitingen hebben over het algemeen een IQR I die kleiner of gelijk is aan 7 dB (figuur 5). A.d.h.v. dit model worden 75% en 57,6% van de gevallen uit respectievelijk de 3e en 5e categorie correct geclassificeerd, 56% van de gevallen worden niet correct ingedeeld.
aandeel per catergorie
100% 80% SV 1 60%
SV 2 SV 3
40%
SV 4 20%
SV 5
0% IQR I ≤ 7 dB
IQR I > 7 dB
Figuur 5: Predictie van spraakverstaanbaarheidsscore op woordniveau o.b.v. akoestische waarden van de interkwartielrange van de intensiteit (IQR I)
32
Discussie Is er een verschil tussen de dysartrietypes voor perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid? In dit onderzoek komt naar voor dat atactische dysartrie, gevolgd door bulbaire en pseudobulbaire dysartrie de beste gemiddelde spraakverstaanbaarheidsscores vertonen. Opmerkelijk is het verschil met het onderzoek van Y.-J. Kim, et al. (2011) waar de groep van Parkinsonpatiënten (bestaande uit hypokinetische dysartrie en gemengde dysartrie met hypokinetische component) resoluut de hoogste spraakverstaanbaarheidsscore kreeg, terwijl de groep van hypokinetische dysartrie in het eigen onderzoek slechts de 4e plaats bekleedt ondanks een vrij hoge gemiddelde score. De proefpersonen in het onderzoek van Y.-J. Kim, et al. (2011) werden ingedeeld volgens aandoening i.p.v. dysartrietype, daarom kan de spraakverstaanbaarheid van atactische dysartriepatiënten in dat onderzoek niet gekwantificeerd worden. Ook omdat de bulbaire en pseudobulbaire patiëntengroep in het eigen onderzoek beiden slechts 1 proefpersoon omvatten, bestaat de mogelijkheid dat deze ranking bij een grotere steekproef andere resultaten zal vertonen. Mogelijks is de ernst van de proefpersonen met atactische, bulbaire en pseudobulbaire dysartrie in het eigen onderzoek mild en krijgen deze daarom betere spraakverstaanbaarheidsscores. Een hypothese voor deze hoge scores is de vertraagde spreeken/of articulatiesnelheid. Dit werd eerder in de literatuur beschreven voor elk van deze 3 types en is mogelijks is een vorm van compensatie om tot betere spraakverstaanbaarheid te komen. De lage scores voor gemengde dysartrie kunnen klinisch van belang zijn voor diagnosestelling: wanneer een acute patiënt weinig verstaanbaar is, kan dit een indicatie zijn voor de diagnose ‘gemengde dysartrie’. In het onderzoek van Y.-J. Kim, et al. (2011) werden de laagste scores gegeven aan de groep met dysartrie t.g.v. een beroerte, die voornamelijk uit UUMN en gemengde dysartrie bestond. Dit kan dus als een gedeeltelijke overeenkomst beschreven worden. De lage scores voor gemengde dysartrie in dit onderzoek kunnen echter ook gerelateerd zijn aan de ernst van de patiëntengroep. Analyse van de gemiddelde spraakverstaanbaarheid per type wijst op significante verschillen tussen types op vlak van spraakverstaanbaarheid: gemengde dysartrie vertoont een significant verschil met alle andere types, atactische en hyperkinetische dysartrie met alle types behalve respectievelijk bulbaire en UUMN dysartrie. Ook voor deze laatste bevinding dient men er
33
rekening mee te houden dat de groepen bulbaire en UUMN dysartriepatiënten beiden slechts één proefpersoon bevatten. Een grotere testgroep zou uitsluitsel kunnen geven. Deze bevinding is in tegenstelling met het onderzoek van Y.-J. Kim, et al. (2011) waar geen significant verschil in spraakverstaanbaarheidsscores werd gevonden wanneer de groepen tweeaan-twee vergeleken werden. Dit verschil kan te maken hebben met het opzet van het onderzoek: Y.-J. Kim, et al. (2011) vergeleken spraakverstaanbaarheid van ziektebeelden i.p.v. dysartrietypes waarbij een ziektebeeld verschillende dysartrietypes kan omvatten en eenzelfde dysartrietype bij meerdere ziektebeelden kan voorkomen.
Welke akoestische parameters vertonen een verband met perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid? In dit onderzoek werden geen akoestische parameters onderscheiden die een algemeen verband vertonen met spraakverstaanbaarheid, wat in strijd is met de bevindingen van Y.-J. Kim, et al. (2011). Dit kan verklaard worden door het kleiner aantal proefpersonen, indeling van de proefpersonen o.b.v. dysartrietype i.p.v. ziektebeeld en de bestudeerde akoestische parameters bij de huidige studie. Er werden echter wel verbanden gevonden tussen spraakverstaanbaarheid van een aantal types en afzonderlijke akoestische parameters. Zo is er een correlatie tussen spraakverstaanbaarheid van mannelijke dysartriepatiënten met myogene dysartrie en de interkwartielrange van de fundamentele frequentie. Het significante verband tussen spraakverstaanbaarheid bij hypokinetische dysartrie en de akoestische parameter die de variatie in intensiteit bepaalt, is analoog met de perceptuele bevinding dat dysprosodie voor een verminderde spraakverstaanbaarheid zorgt zoals beschreven in de studie van Bunton, et al. (2000). Bij mannelijke patiënten vertoont spraakverstaanbaarheid een verband met de laagste waarde van F2. Dit is consistent met de bevindingen van Sapir, et al. (2010) omtrent verminderde F2i/F2u ratio en spraakverstaanbaarheid. Het verband tussen spraakverstaanbaarheid bij vrouwelijke sprekers met hypokinetische dysartrie en de mediaan van de F0 komt overeen met de bevindingen van Y.-J. Kim, et al. (2011). Er is een opvallend verband tussen de spraakverstaanbaarheid van mannelijke en vrouwelijke hyperkinetische dysartriepatiënten met de parameters van de fundamentele frequentie, deze kunnen gerelateerd worden aan de perceptueel opgemerkte intermittente stemproblemen (Hustad,
34
et al., 2006). Bij vrouwelijke sprekers is er verder een matige correlatie met de intensiteitsparameters, ook deze parameters kunnen in bepaalde opzichten gerelateerd zijn aan fonatie. Spraakverstaanbaarheid bij gemengde dysartrie vertoont een significant verband met de akoestische parameters gerelateerd aan de horizontale tongbeweging, de articulatie- en spreeksnelheid. Dit bevestigt bepaalde perceptuele bevindingen (Duffy, 2005), maar omdat hier geen onderscheid gemaakt werd tussen de types binnen gemengde dysartrie, kunnen we geen uitspraken doen. De
articulatiesnelheid
en de mediaan van
F0
worden in verband
gebracht
met
spraakverstaanbaarheid bij vrouwelijke patiënten met UUMN dysartrie, i.t.t. het perceptueel opgemerkte verband met onnauwkeurige articulatie en trage spreeksnelheid. In deze bevindingen gaat het enkel om correlaties waarmee verbanden kunnen aangetoond worden, maar geen afhankelijkheid. Het aantal correlaties is vrij beperkt, maar dit is in lijn met de algemene aanname dat spraakverstaanbaarheid door meerdere parameters bepaald wordt (De Bodt, et al., 2002). Behalve bij hyperkinetische dysartrie is er weinig consistentie tussen de resultaten van de verschillende soorten data. Uiteraard speelt de verschillende beoordelingswijze tussen woordniveau (d.m.v. transcriptie) en zins- en tekstniveau (d.m.v. 5-puntenschaal) mee, maar ook voor tekst- en zinsniveau worden verschillende resultaten bekomen. Een mogelijke verklaring kan worden gevonden in het feit dat de akoestische parameters op tekstniveau over een grotere eenheid berekend worden, waarbij één afwijkende waarde binnen het geheel uitgemiddeld wordt. Anderzijds is het mogelijk dat een luisteraar zich op andere elementen richt bij de beoordeling van de zinnen dan de professionele beoordelaars op tekstniveau.
In welke mate is perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid per type afhankelijk van akoestische parameters? Globaal: De spraakverstaanbaarheid wordt op zinsniveau maar in beperkte mate verklaard door het I modulatietempo 2, de IQR F2, hoogste waarde van F2 en de articulatiesnelheid. Deze parameters komen zowel bij analyse van alle parameters als bij analyse van de variabelen die een bijdrage leveren terug als significante voorspellers. Op tekstniveau kan de spraakverstaanbaarheid (zowel beoordeeld door de luisteraarsgroep als de professionele beoordelaars) in belangrijke mate verklaard worden door de akoestische parameters
35
indien deze allemaal worden opgenomen. De IQR F0 en IQR I zijn significante voorspellers van perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid door de luisteraarsgroep. Indien enkel de variabelen worden opgenomen die een bijdrage leveren, is het I modulatietempo 2 de enige significante voorspeller op tekstniveau. Uiteraard zijn deze resultaten te relativeren gezien het aantal proefpersonen per type niet evenredig is. De resultaten in de studie van Y.-J. Kim, et al. (2011) wijzen ook op een relatie tussen de 2e formant, articulatiesnelheid en IQR F0 en algemene spraakverstaanbaarheid. Per dysartrietype kunnen we de volgende afhankelijkheden onderscheiden: Bulbaire dysartrie: Er werden geen afhankelijkheden vastgesteld. Deze patiëntengroep omvatte slechts één spreker. Myogene dysartrie: Spraakverstaanbaarheid wordt op zinsniveau in sterke mate bepaald door de akoestische parameters wanneer deze allemaal worden opgenomen als predictoren. De variabelen van de intensiteit zijn in dit geval de significante predictoren. Wanneer enkel de variabelen worden opgenomen die een bijdrage leveren, worden de IQR F2, de hoogste waarde van F2 en het I modulatietempo 2 opgenomen als significante voorspellers. Voor mannelijke sprekers wordt enkel de IQR F0 opgenomen als goede predictor. Bij vrouwelijke sprekers kan de spraakverstaanbaarheid in sterke mate voorspeld worden door de akoestische parameters, ook hier zijn de variabelen die de intensiteit bepalen significant. Wanneer enkel de parameters worden opgenomen die een bijdrage leveren, wordt het F0 modulatietempo 1 en de laagste waarde van F2 opgenomen. Op woordniveau is de spraakverstaanbaarheid beperkt afhankelijk van het I modulatietempo 2. Pseudobulbaire dysartrie: Hier werden geen afhankelijkheden vastgesteld. Deze patiëntengroep omvatte slechts één spreker. Atactische dysartrie: Hier werden geen afhankelijkheden vastgesteld. De patiëntengroep omvatte nochtans even veel patiënten als de groep hyperkinetische dysartriepatiënten (cfr. infra). Mogelijks is er weinig consistentie in de waarde van de parameters bij de verschillende sprekers door bijv. diverse compensatiemechanismen van de patiënten, zodat deze niet eenduidig met spraakverstaanbaarheid in verband gebracht kunnen worden. Hypokinetische dysartrie: Op tekstniveau wordt de spraakverstaanbaarheid in sterke mate bepaald door het I modulatietempo 1. In dit onderzoek werden de parameters niet kwalitatief
36
onderzocht, maar gezien hypokinetische dysartrie perceptueel in verband gebracht wordt met monoluidheid, kunnen we veronderstellen dat deze resultaten daaraan gerelateerd zijn. Op woord- en zinsniveau wordt spraakverstaanbaarheid slechts in beperkte mate voorspeld door de laagste waarde van de F2. Bij mannelijke sprekers bepaalt deze parameter de spraakverstaanbaarheid matig. Bij vrouwelijke sprekers komt de mediaan van F0 op zowel zinsals tekstniveau naar voor als beperkt bepalende parameter. Ook in het onderzoek van Y.-J. Kim, et al. (2011) werd een relatief hoge gemiddelde F0 en afwijkende waarden van de F2 in verband gebracht met spraakverstaanbaarheid bij hypokinetische dysartrie. Hyperkinetische dysartrie: Op zinsniveau bepaalt het F0 modulatietempo 2 en de IQR F2 de spraakverstaanbaarheid
matig.
Deze
eerste
parameter
bepaalt
in
sterke
mate
de
spraakverstaanbaarheid bij vrouwen en kan in verband gebracht worden met de intermittente stemproblemen zoals beschreven door Hustad, et al. (2006), de laatste bepaalt de spraakverstaanbaarheid op woordniveau in beperkte mate. Ook in het onderzoek van Y.-J. Kim, et al. (2011) wordt melding gemaakt van afwijkende waarden van de 2e formant. Bij mannelijke sprekers zijn de spreek- en articulatiesnelheid belangrijke voorspellers. Gemengde dysartrie: Wanneer alle parameters worden opgenomen, bepalen deze de spraakverstaanbaarheid op zinsniveau in sterke mate, maar enkel de IQR I is een significante predictor. Hetzelfde geldt indien we enkel vrouwelijke sprekers beschouwen, hier is echter geen enkele predictor significant. Indien enkel de bepalende parameters worden opgenomen, bepalen de articulatiesnelheid en het F0 modulatietempo de spraakverstaanbaarheid op zinsniveau matig. Deze laatste parameter is ook
op
woordniveau
in
beperkte
mate
bepalend.
Professioneel
beoordeelde
spraakverstaanbaarheid wordt in zeer sterke mate bepaald door de articulatiesnelheid en de laagste waarde van de F2. Dit is in tegenstelling tot Weismer, et al. (2001), waar enkel een trage spreeksnelheid in verband gebracht met de spraakverstaanbaarheid. In een studie van Kent, et al. (2003)
werden
de
waarden
van
de
2e
formant
ook
in
verband
gebracht
met
spraakverstaanbaarheid. UUMN dysartrie: Op zinsniveau wordt de spraakverstaanbaarheid in zeer sterke mate bepaald door de mediaan van F0, het F0 modulatietempo 1 en de hoogste waarde van F2. De resultaten kunnen echter niet veralgemeend worden omdat het hier om slechts één proefpersoon gaat, maar
37
kunnen wel in verband gebracht worden met de in Duffy (2005) beschreven ‘verhoogde variatie in F0 frequentie’ en ‘afwijkende helling van de 2e formant’ en komen overeen met de perceptueel vastgestelde aantasting van de laryngale functie. Bepaalde akoestische parameters zijn in lijn met de in de literatuur beschreven perceptuele bevindingen, andere kunnen nieuwe inzichten verschaffen in de componenten die aan spraakverstaanbaarheid gerelateerd zijn en als waardevolle aanvulling dienen naast perceptuele analyse. Algemeen valt op te merken dat de resultaten van de regressieanalyses weinig consistentie vertonen tussen verschillende datasets. Dit kan te maken hebben met verschillende beoordelingsstrategieën van de professionele beoordelaars in vergelijking met de niet-getrainde luisteraarsgroep of met het feit dat de akoestische parameters op tekstniveau berekend worden voor een groter geheel.
Welke waarden van parameters bezitten predictieve waarde met betrekking tot spraakverstaanbaarheidsniveau? Zinsniveau: Wanneer de IQR F0 groter is dan 21 Hz, is de spraakverstaanbaarheid beter. Wanneer de IQR F0 en de IQR van F2 kleiner of gelijk is aan respectievelijk 21Hz en 512Hz zal de spraakverstaanbaarheid laag zijn. Deze resultaten wijzen op invloed van prosodische (variatie in fundamentele frequentie kan men in verband brengen met intonatie) en articulatorische (de horizontale tongverplaatsing) correlaten op spraakverstaanbaarheid op zinsniveau. Woordniveau:
Wanneer de IQR van de intensiteit groter is dan 7 dB, is de
spraakverstaanbaarheid algemeen beter. De minst verstaanbare uitingen hebben een IQR I die kleiner of gelijk is aan 7 dB. Deze resultaten wijzen op een invloed van prosodische elementen (variatie van de intensiteit op woordniveau kan men in verband brengen met het woordaccent). Ook hier bestaat weinig consistentie tussen de resultaten op woord- en zinsniveau. De eerder beschreven mogelijke verklaringen kunnen hier ook van toepassing zijn. Een onderzoek waarbij de proefgroep een groter aantal sprekers bevat zou per dysartrietype een beslissingsboom kunnen opmaken om zo per type tot een waarde van een akoestische parameter te komen die de spraakverstaanbaarheid voorspelt.
38
Conclusie In deze studie werd perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid van dysartrische spraak vergeleken met akoestische parameters. Het significante verschil tussen dysartrietypes voor gemiddelde spraakverstaanbaarheid per type bevestigt het belang van classificatie in verschillende dysartrietypes bij onderzoek naar spraakverstaanbaarheid. Een tweede onderzoeksvraag was ‘welke akoestische parameters een verband met perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid vertonen per type’. De resultaten hiervan bekrachtigen de aanname dat de spraakverstaanbaarheid van de afzonderlijke dysartrietypes aan verschillende akoestische parameters gerelateerd kan zijn. Door de kleine proefgroep kan niet veralgemeend worden. Verder grootschalig onderzoek -met een groter aantal patiënten, een vergelijkbaar aantal proefpersonen per type en een evenredige verhouding tussen mannelijke en vrouwelijke sprekerskan uitspraken doen over bepalende parameters voor spraakverstaanbaarheid per type, ook andere akoestische parameters kunnen onderzocht worden. Verder werd onderzocht van welke akoestische parameters perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid afhankelijk is per type. Dit onderzoek suggereert dat verschillende resultaten bekomen worden bij analyse van spraakverstaanbaarheid op woord-, zins- en tekstniveau, alsook wanneer men een onderscheid maakt tussen mannelijke en vrouwelijke sprekers. Verder onderzoek zal moeten uitwijzen of deze verschillen significant zijn en of dit geldt voor alle of slechts enkele akoestische correlaten van spraakverstaanbaarheid. Deze bevindingen kunnen nuttig zijn bij het opstellen van richtlijnen voor het uitvoeren van akoestische metingen. Er werden een aantal akoestische parameters gevonden die de spraakverstaanbaarheid bepalen ongeacht het type, maar ook hier is er weinig consistentie tussen de verschillende datasets. Naast verder doorgedreven kwantitatief onderzoek, zou ook kwalitatief onderzoek van de componenten die de spraakverstaanbaarheid bepalen interessant zijn. Zo kunnen verschillen in spraakverstaanbaarheid tussen de types verklaard worden, kan men bepalen in welke mate de akoestische parameters verstoord zijn bij verminderde spraakverstaanbaarheid en of deze per type een andere invloed hebben. In dit onderzoek werd hiertoe een aanzet gegeven onder de vorm van een beslissingsboom, maar ook hier zal een grootschalig onderzoek nodig zijn om per type de waarden te bepalen die per type spraakverstaanbaarheid kunnen voorspellen.
39
Bibliografie Barreto, S. S., & Ortiz, K. Z. (2008). Intelligibility measurements in speech disorders: a critical review of the literature (original title: Medidas de inteligibilidade nos distrúrbios de fala: revisão critica da literatura). Pró-Fono Revista da Atualização Cientifica, 20, 201-206. Boersma, P. & Weenink, D. (2011). Praat: doing phonetics by computer [Computer program]. http://www.praat.org/ Bunton, K, Kent, R. D., & Kent, J. F. (2000). Perceptuo-acoustic assessment of prosodic impairment in dysartria. Clinical Linguistics &Phonetics, 14, 13-24. Bunton, K., Kent, R. D., Kent, J. F., & Duffy, J. R. (2001). The effects of flattening fundamental frequency contours on sentence intelligibility in speakers with dysarthria. Clinical Linguistics &Phonetics, 15, 181-193. Chen, H., & Stevens, K. (2001). An acoustical study of the fricative /s/ in the speech of individuals with dysarthria. Journal of Speech, Language and Hearing Research, 44,1300-1314. Dharmaperwira-Prins, R. (1998). Dysartrie en verbale apraxie: beschrijving, onderzoek, behandeling. Lisse: Zwets & Zeitlinger Publishers. De Bodt, M. S., Huici, M. E, Van De Heyning, P. H. (2002). Intelligibility as a linear combination of dimensions in dysarthric speech. Journal of Communication Disorders, 35, 283-292. Duffy, J. R. (2005). Motor Speech Disorders: substrates, differential diagnosis, and management.: St. Louis: Elsevier Mosby. Enderby, P. (1980). Frenchay dysarthria assessment. British Journal of Disorders of Communication, 15, 165-173. Fonville, S., van der Worp, H. B., Maat, P., Aldenhoven, M., Algra, A., & van Gijn, J. (2008). Accuracy and inter-observer variation in the classification of dysarthria from speech recordings. Journal of Neurology, 255, 1545-1448. Hartelius, L., Elmberg, M., Holm, R., Lövberg, A., & Nikolaidis, S. (2008). Living with dysarthria: evaluation of a self-report questoinnaire. Folia Phoniatrica et Logopaedica, 60, 11-19. Hustad, K. C.. (2006). Estimating the intelligibility of speakers with dysarthria. Folia Phoniatrica et Logopaedica, 58, 217-228. Kent, R. D., Duffy J. R., Slama, A., Kent, J. F., & Clift A. (2001). Clinico-anatomic studies in dysarthria: review, critique and directions for research. Journal of Speech, Language and Hearing Research,44, 535-551. Kent, R. D., Kent, J. F., Weismer, G., Martin, R. E., Sufit, R. L., Brooks, B. R., & Rosenbek J. C. (1989). Relationships between intelligibility and the slope of the second-formant transitions in dysarthric subjects. Clinical Linguistics ans Phonetics, 3, 347-358.
40 Kent, R. D., Kent, J. F., Rosenbek, J. C., Vorperian, H. K., & Weismer, G. (1997). A speaking task analysis of the dysarthria in cerebellar disease. Folia Phoniatrica et Logopaedica,49, 63-82. Kent, R. D., Kent, J. F., Duffy J. R., Thomas, E. J., Weismer, G., & Stuntebeck, S. (2000). Ataxic Dysarthria. Journal of Speech, Language and Hearing Research,43, 1275-1289. Kent, R. D., & Kim, Y.-J. (2003). Toward an acoustic typology of motor speech disorders. Clinical Linguistics ans Phonetics, 17, 427-445. Kent, R. D., Weismer, G., Kent, J. F., & Rosenbek, J. C. (1989). Toward phonetic intelligibility testing in dysarthria. Journal of Speech and Hearing Disorders, 54, 482-499. Kent, R. D., Weismer, G., Kent, J. F., Vorperian, H. K., & Duffy J. R. (1999). Acoustic studies of dysarthric speech: methods, progress and potential. Journal of Communication Disorders, 32, 141-186. Kim, H., Hasegawa-Johnson, M., & Perlman, A. (2011). Vowel contrast and speech intelligibility in dysarthria. Folia Phoniatrica et Logopaedica,63, 187-194. Kim, Y.-J., Kent, R. D., & Weismer, G. (2011). An acoustic study of the relationships among neurologic disease, dysarthria type and severity of dysarthria. Journal of Speech, Language and Hearing Research, 54, 417-429. Kim, Y.-J., Weismer, G., Kent, R. D., & Duffy, J. R. (2009). Statistical models of F2 slope in relation to severity of dysarthria. Folia Phoniatrica et Logopaedica, 61, 329-335. Liu, H.-M., Tseng, C.-H., & Tsao, F.-M.. (2000). Perceptual and acoustic analysis of speech intelligibility in Mandarin-speaking young adults with cerebral palsy. Clinical Linguistics ans Phonetics, 14, 447-464. Nishio, M., & Miimi, S. (2001). Speaking rate and its components in dysarthric speakers. Clinical Linguistics ans Phonetics, 15, 309-317. Ozawa, Y., Shiromoto, O., Ishizaki, F., & Watmori, T. (2001). Symptomatic differences in decreased alternating motion rates between individuals with spastic and ataxic dysarthria: an acoustic analysis. Folia Phoniatrica et Logopaedica, 53, 67-72. Roy, N., Leeper, H. A., Blomgren, M., & Cameron, R. M. (2001). Description of phonetic, acoustic, and physiological changes associated with improved intelligibility in a speaker with spastic dysarthria. American Journal of Speech-Language Pathology, 10, 274-290. Sapir, S., Ramig, L. O., Spielman, J. L., & Fox, C. (2010). Formant centralization ratio: a proposal for a new acoustic measure of dysarthric speech. Journal of Speech, Language and Hearing Research, 53, 114-125. Tjaden, K., & Turner, G. S. (1997). Spectral properties of fricatives in amyotrophic lateral sclerosis. Journal of Speech, Language and Hearing Research, 40, 1358-1373.
41 Tomik, B., & Guiloff, R. J. (2010). Dysarthria in amyotrophic lateral sclerosis: a review. Amyotrophic Lateral Sclerosis, 11, 4-15. Van Borsel, J. (2008). Spraak. In Van Borsel, J. (Eds.) Basisbegrippen Logopedie deel 1: Logopedie en communicatie. Leuven/Voorburg Acco. Van Borsel, J., Afasie, dysartrie, apraxie en andere neurogene spraakstoornissen. In Cursus 'Bijzondere leer van de logopedie' (nog niet uitgegeven). Van de Graaff, M., Kuiper, T., Zwinderman, A., Van de Warrenburg, B., Poels, P., Offeringa, A., Van der Kooi, A., Speelman, H., & De Visser, M. (2009). Clinical identification of dysarthria types among neurologists, residents in neurology and speech therapists. European Neurology, 61, 295-300. Weismer, G., Jeng, J.-Y., Laures, J. S., Kent, R. D., & Kent, J. F. (2001). Acoustic and intelligibility characteristics of sentence production in neurogenic speech disorders. Folia Phoniatrica et Logopaedica, 53, 1-18. Yorkston. (1992). Chapter 7: Intelligibility measurement as a tool in the clinical management of dysarthric speakers. In Kent (Ed.), Intelligibility in speech disorders (pp. 265-286). Amsterdam /Philadephia: John Benjamins Publishing Company. Yunusova, Y., Weismer, G., Kent, R.D., & Rusche N. M. (2005). Breath-group intelligibility in dysarthria: characteristics and underlying correlates. Journal of Speech, Language and Hearing Research, 48, 1294-1310
42
Appendices
43
Appendix I Screenshot van het elektronisch invulformulier voor de perceptuele transcriptietaak:
Screenshot van het elektronisch formulier voor de perceptuele beoordelingstaak:
44
Appendix II Gemiddelde spraakverstaanbaarheid per dysartrietype
Dysartrietype
Gemiddelde
N
Std. Deviatie
bulbair
4,5667
6
0,35277
myogeen
3,6444
30
1,01472
pseudobulbair
4,3087
6
0,34247
atactisch
4,7444
18
0,25283
hypokinetisch
4,2881
36
0,47384
hyperkinetisch
3,1415
18
0,88725
gemengd
2,3741
28
0,93480
UUMN
3,5516
6
0,90155
Vrouwelijke sprekers
Mannelijke sprekers Dysartrietype
Dysartrietype
Gemiddelde
N
Std. Deviatie
Gemiddelde
N
Std. Deviatie
bulbair
4,5667
6
0,35277
myogeen
3,5618
24
1,10750
myogeen
3,9750
6
0,40740
atactisch
4,7528
12
0,19460
pseudobulbair
4,3087
6
0,34247
hypokinetisch
4,1124
24
0,43915
atactisch
4,7278
6
0,36540
hyperkinetisch
3,1766
12
0,91273
hypokinetisch
4,6395
12
0,33030
gemengd
2,5480
22
0,95209
hyperkinetisch
3,0714
6
0,91374
UUMN
3,5516
6
0,90155
gemengd
1,7361
6
0,53856
45
Appendix III Correlaties tussen perceptueel beoordeelde spraakverstaanbaarheid en akoestische parameters Bulbaire dysartrie: geen correlaties
zinnen n=24
r=0,384 r=-0,393 * * ♂ ♀
tekst n=5 prof. n=5
r=0,433 r=-0,615 * ***
r=0,452 * r=0,877 * r=0,490 *
r=0,428 r=0,389 * *
r=0,472 **
r=0,434 r=0,419 * *
I modulatietempo 2
I modulatietempo 1
IQR I
articulatiesnelheid
spreeksnelheid
F0 modulatietempo 2
F0 modulatietempo 1
IQR F0
Mediaan F0
F2 high
F2 low
F2 IQR
Dataset
Geslacht
Myogene dysartrie:
r=0,374 r=0,530 * **
r=0,465 *
r=0,551 **
♂ ♀ ♂
r=0,999 *
♀
*= P≤0,05; **= P≤0,01; ***= P≤0,001
Psedobulbaire dysartrie: Geen correlaties Atactische dysartrie : geen correlaties
zinnen n=24 ♂ ♀
r=0,454 * r=-0,893 *
♂ ♀
r=0,958 *
♂ ♀
*= P≤0,05; **= P≤0,01; ***= P≤0,001
I modulatietempo 2
I modulatietempo 1
IQR I
articulatiesnelheid
spreeksnelheid
F0 modulatietempo 2
r=-0,389 r=-0,366 * * r=0,784 **
tekst n=6
prof. n=6
F0 modulatietempo 1
IQR F0
Mediaan F0
F2 high
F2 low
F2 IQR
Dataset
Geslacht
Hypokinetische dysartrie:
46
zinnen n=12
r=0,574 *
r=0, 655 ** r=0,986 *
r=0,655 r=0,703 ** ***
r=0,498 r=0,618 r=0,616 r=0,603 * ** ** **
r=0,895 r=0,903 r=0,983 * * ***
♂
r=0,599 *
r=0,749 r=0,778 r=0,839 ** ** ***
r=0,599 r=0,816 r=0, * *** 646 **
♀
tekst n=4 prof. n=4
I modulatietempo 2
I modulatietempo 1
IQR I
articulatiesnelheid
spreeksnelheid
F0 modulatietempo 2
F0 modulatietempo 1
IQR F0
Mediaan F0
F2 high
F2 low
F2 IQR
Dataset
Geslacht
Hyperkinetische dysartrie:
r=0,796 NS: 0,058 r=0,617 *
♂ ♀ ♂ ♀
*= P≤0,05; **= P≤0,01; ***= P≤0,001
zinnen n=22
r= 0,551 **
r=0,532 r=0,488 ** **
r=0,384 *
♂
r=0,605 r=0,671 r=0,706 ** *** ***
♀
tekst n=6
♂ ♀
prof. n=6
r=0,827 r=0,826 * *
r=- r=0,864 0,867 * *
r=0,827 r=0,826 * *
r=- r=0,864 0,867 * *
♂
♀
*= P≤0,05; **= P≤0,01; ***= P≤0,001
I modulatietempo 1 I modulatietempo 2
IQR I
spreeksnelheid articulatiesnelheid
F0 modulatietempo 2
F0 modulatietempo 1
IQR F0
Mediaan F0
F2 high
F2 low
F2 IQR
Dataset
Geslacht
Gemengde dysartrie:
Dataset
tekst n=1
prof. n=1
zinnen n=6
♀
♂ ♀
♂ ♀
*= P≤0,05; **= P≤0,01; ***= P≤0,001 ♂
r=0,881 * r=-0,812 *
r=0,881 * r=-0,812 *
I modulatietempo 1 I modulatietempo 2
IQR I
articulatiesnelheid
F0 modulatietempo 1 F0 modulatietempo 2 spreeksnelheid
IQR F0
Mediaan F0
F2 high
F2 low
F2 IQR
Geslacht
47
UUMN dysartrie:
Appendix IV Significante predictoren van spraakverstaanbaarheid per type Bulbaire dysartrie: geen afhankelijkheid
zinnen n=24
I modulatietempo 2
I modulatietempo 1
IQR I
articulatiesnelheid
spreeksnelheid
F0 modulatietempo 2
F0 modulatietempo 1
IQR F0
Mediaan F0
F2 high
F2 low
F2 IQR
R²
Geslacht
Dataset
wijze
Myogene dysartrie:
0,854 ***
β=0,961 β=-2,373 β=1,320 ** *** **
0,928 ***
β=0,830 β=-3,176 β=2,422 *** ** ***
enter
♂ ♀
tekst n=5 prof. n=5
stepwise
zinnen n=24
tekst n=5 prof. n=5 woorden
♂ ♀ ♂ ♀
0,655 β=0,694 β=-0,420 *** *** ** 0,769 ♂ * 0,659 β=-0,693 ♀ *** ***
β=-0,545 *** β=0,877 * β=0,535 ***
♂ ♀ ♂ ♀
0,280 **
48
*= P≤0,05; **= P≤0,01; ***= P≤0,001
β=0,530 **
Pseudobulbaire dysartrie: geen afhankelijkheid Atactische dysartrie: geen afhankelijkheid
enter
zinnen n=24 tekst n=6 prof. n=6
I modulatietempo 2
I modulatietempo 1
IQR I
articulatiesnelheid
spreeksnelheid
F0 modulatietempo 2
F0 modulatietempo 1
IQR F0
Mediaan F0
F2 high
F2 low
F2 IQR
♂ ♀ ♂ ♀ ♂ ♀
zinnen n=24 ♂ ♀
stepwise
R²
Geslacht
Dataset
wijze
Hypokinetische dysartrie:
tekst n=6
0,152 * 0,615 ** 0,206 * 0,797 *
β=-0,389 * β=0,784 ** β=0,454 * β=-0,893 *
♂ ♀
prof. n=6 woorden
β=0,958 *
0,918 *
♂ ♀
0,132 *
β=-0,363 *
*= P≤0,05; **= P≤0,01; ***= P≤0,001 49
enter
zinnen n=12 tekst n=4 prof. n=4
stepwise
I modulatietempo 2
I modulatietempo 1
IQR I
articulatiesnelheid
spreeksnelheid
F0 modulatietempo 2
F0 modulatietempo 1
IQR F0
Mediaan F0
F2 high
♂ ♀
♀
woorden
F2 low
♂ ♀
♂
prof. n=4
F2 IQR
♂ ♀
zinnen n=12
tekst n=4
R²
Geslacht
Dataset
wijze
Hyperkinetische dysartrie:
0,642 β=-0,392 *** * 0,993 *** 0,705 ***
β=0,780 *** β=1,264 β=-0,325 * ∗∗∗ β=0,839 ***
♂ ♀ ♂ ♀
0,221 *
β=0,470 *
*= P≤0,05; **= P≤0,01; ***= P≤0,001
50
zinnen n=22
I modulatietempo 2
I modulatietempo 1
IQR I
articulatiesnelheid
spreeksnelheid
F0 modulatietempo 2
F0 modulatietempo 1
IQR F0
Mediaan F0
F2 high
F2 low
F2 IQR
R²
Geslacht
Dataset
wijze
Gemengde dysartrie:
β=0,661 *
0,768 ***
enter
♂ ♀
tekst n=6 prof. n=6
0,823 **
♂ ♀ ♂ ♀
zinnen n=22
0,619 ***
β=0,744 ***
β=-0,668 ***
0,677 ***
β=0,851 ***
β=-0,446 **
♂
stepwise
♀
tekst n=6
♂ ♀
prof. n=6
0,972 **
β=0,534 **
β=-0,612 **
♂ ♀
woorden
0,236 **
β=0,485 **
*= P≤0,05; **= P≤0,01; ***= P≤0,001
51
stepwise
enter zinnen n=6
tekst n=1
prof. n=1
tekst n=1
prof. n=1
zinnen n=6 ♀
♂
0,998 ** β=0,203 β=0,735 * ∗∗ β=0,543 ∗∗
0,998 ** β=0,203 β=0,735 * ∗∗ β=0,543 ∗∗
I modulatietempo 2
I modulatietempo 1
IQR I
articulatiesnelheid
spreeksnelheid
F0 modulatietempo 2
F0 modulatietempo 1
IQR F0
Mediaan F0
F2 high
F2 low
F2 IQR
R²
Geslacht
Dataset
wijze
UUMN dysartrie:
♂ ♀
♂ ♀
♂ ♀
♂ ♀
♂ ♀
woorden
*= P≤0,05; **= P≤0,01; ***= P≤0,001
52
