Universiteit Gent Faculteit Psychologie en Pedagogische Wetenschappen Academiejaar 2011 – 2012
SOCIAAL-COMMUNICATIEVE VAARDIGHEDEN VAN BROERTJES EN ZUSJES VAN KINDEREN MET EEN AUTISMESPECTRUMSTOORNIS: ZIJN ER BEPERKINGEN IN VERGELIJKING MET NORMAAL ONTWIKKELENDE KINDEREN?
Masterproef neergelegd tot het behalen van de graad van Master in de Pedagogische Wetenschappen, afstudeerrichting Orthopedagogiek door Sifrien De Sutter
Promotor: Prof. Dr. Roeyers Begeleiding: Dr. Warreyn
Ondergetekende, Sifrien De Sutter, geeft toelating tot het raadplegen van de Masterproef door derden.
i
ABSTRACT Achtergrond: Uit de literatuur blijkt dat siblings
van kinderen met een
autismespectrumstoornis (ASS) een groter risico lopen dan siblings van kinderen zonder ASS om zelf ook ASS te ontwikkelen. Een deel van de siblings vertoont subklinische karakteristieken die gerelateerd zijn aan ASS, maar onvoldoende zijn om een diagnose binnen het autismespectrum te stellen. Deze karakteristieken worden kenmerken van het Broader Autism Phenotype (BAP) genoemd. Ondanks hun verhoogde kwetsbaarheid functioneert de meerderheid van de siblings relatief goed op verschillende ontwikkelingsdomeinen. In deze studie worden de sociaalcommunicatieve vaardigheden van kinderen met ASS en siblings in kaart gebracht. Daarnaast wordt ook nagegaan of er een verband is tussen de sociale en de communicatieve vaardigheden en of er indicaties te vinden zijn voor kenmerken van het BAP. Methode: De sociaal-communicatieve vaardigheden van kinderen met ASS (n = 41), siblings van kinderen met ASS (n = 18) en normaal ontwikkelende controlekinderen (n = 45) werden aan de hand van de SRS, de CCC-2-NL en de ADOS op de gemiddelde leeftijd van 5.5 jaar onderzocht en in kaart gebracht. Resultaten: De sociaal-communicatieve vaardigheden van de siblings zijn niet significant verschillend van de controlekinderen. Er worden wel verschillen gevonden tussen de siblings en de kinderen met ASS. Binnen de groep van de siblings vertonen enkele kinderen kenmerken van het BAP. Discussie: Siblings van kinderen met ASS beschikken over relatief goede sociaal-communicatieve vaardigheden. Zolang kinderen op een eerder moment in de ontwikkeling geen moeilijkheden ondervinden op sociaal-communciatief gebied is opvolging op dit domein tot de leeftijd van 5.5 jaar niet noodzakelijk. Sleutelwoorden: Autismespectrumstoornis, siblings, sociaal-communicatieve vaardigheden.
i
ii
DANKWOORD Bij het beëindigen van mijn hogere studies en bijkomend het schrijven van mijn Masterproef wil ik enkele mensen bedanken die betekenisvol geweest zijn in deze vijfjarige periode. Eerst en vooral wil ik mijn promotor, Prof. Dr. Roeyers, bedanken voor de kans die hij me gegeven heeft om rond dit onderwerp te werken en voor het kritisch nalezen van het eindresultaat. Daarnaast wil ik ook mijn begeleidster, Dr. Petra Warreyn, hartelijk bedanken voor haar goede raad, steun en inhoudelijke kennis die ze mij gegeven heeft om het schrijven van deze Masterproef tot een goed einde te brengen. Dankzij haar geruststellende, snelle en constructieve feedback kon deze Masterproef tot stand komen. Voor de vlotte en fijne samenwerking zowel tijdens als na het onderzoek zou ik graag Daisy Titeca bedanken. Vervolgens gaat mijn dank ook uit naar de kinderen en de ouders die zich geëngageerd hebben om deel te nemen aan deze studie. Zonder hen zou het onderzoek niet mogelijk geweest zijn. Mijn grootste dank gaat uit naar Phaedra. Gedurende onze opleiding, maar vooral bij het schrijven van deze geassocieerde Masterproef hebben we heel nauw samengewerkt. Zonder haar humor, positieve ingesteldheid en vele steun zou het resultaat van deze Masterproef niet hetzelfde zijn. Onze samenwerking was een bewuste, weloverwogen keuze die ik direct opnieuw zou maken indien de kans zich zou voordoen. Ook mijn vrienden, vriendinnen, zus en familie verdienen een woordje van dank voor de belangrijke ondersteunende rol die ze de voorbije jaren opgenomen hebben. Als laatste wil ik ook mijn ouders bedanken voor de mogelijkheid die zij me geboden hebben om vijf jaar lang zorgeloos te studeren.
Bedankt!
iii
VOORWOORD In deze Masterproef wordt er gebruik gemaakt van de overkoepelende term ‘siblings’ om broertjes en zusjes van kinderen met een autismespectrumstoornis te benoemen. Deze term geniet de voorkeur boven de Nederlandstalige term ‘brussen’ aangezien die laatste vooral gebruikt wordt in het kader van belevingsonderzoek bij broertjes en zusjes van kinderen met een beperking of stoornis, wat niet de focus is van deze Masterproef.
Deze Masterproef is geassocieerd met de Masterproef van Phaedra Vervaecke. Waar er in deze Masterproef gedetailleerd ingegaan wordt op de sociaalcommunicatieve vaardigheden van siblings van kinderen met ASS, wordt er in de Masterproef van Phaedra Vervaecke dieper ingegaan op het IQ en de mogelijke relatie met sociaal-communicatieve vaardigheden. Bij aanvang van deze Masterproef werd er nauw samengewerkt waardoor de Inleiding van beide Masterproeven grotendeels gelijklopend is, met uitzondering van de stukken die betrekking hebben op het IQ. Het onderdeel Methode overlapt eveneens aangezien het onderzoek gemeenschappelijk was. In de sectie Resultaten zijn er gemeenschappelijke elementen terug te vinden, maar de focus is verschillend. In deze Masterproef worden zowel de totaalscores als de scores van de subschalen van de sociaalcommunicatieve vragenlijsten aangehaald. In de Masterproef van Phaedra Vervaecke worden enkel de totaalscores in rekening gebracht waarbij ook ingegaan wordt op de samenhang met het IQ. Het schrijven van de Discussie gebeurde afzonderliijk.
iv
INHOUDSOPGAVE Abstract ........................................................................................................................ i Dankwoord ................................................................................................................. iii Voorwoord .................................................................................................................. iv Inhoudsopgave ............................................................................................................ v 1
Inleiding................................................................................................................ 1 1.1
Wat is een autismespectrumstoornis? ........................................................... 1
1.1.1
Evolutie van het concept autisme ........................................................... 1
1.1.2
De autistische triade ............................................................................... 1
1.2
Prevalentie..................................................................................................... 2
1.3
Etiologie......................................................................................................... 3
1.4
Sociaal-communicatieve vaardigheden ......................................................... 4
1.4.1
Sociaal-communicatieve vaardigheden bij normaal ontwikkelende kinderen .................................................................................................. 4
1.4.2 1.5
Sociaal-communicatieve vaardigheden bij kinderen met ASS ................ 6
Siblings van kinderen met ASS ..................................................................... 8
1.5.1
Belang van onderzoek bij siblings van kinderen met ASS ...................... 8
1.5.2
Sociaal-communicatieve vaardigheden bij siblings van kinderen met ASS ................................................................................................ 11
1.6 2
Probleemstelling en onderzoeksvragen ....................................................... 15
Methode ............................................................................................................. 18 2.1
Deelnemers ................................................................................................. 18
2.2
Meetinstrumenten en vragenlijsten .............................................................. 20
2.2.1
SRS ...................................................................................................... 20
2.2.2
CCC-2-NL ............................................................................................. 21
2.2.3
ADOS-G ................................................................................................ 22
2.3
Procedure .................................................................................................... 23 v
2.4 3
Resultaten .......................................................................................................... 26 3.1
SRS ............................................................................................................. 26
3.1.1
Screening .............................................................................................. 26
3.1.2
Tussen de groepen ............................................................................... 26
3.1.3
Binnen de groepen................................................................................ 27
3.2
4
Data-analyse ............................................................................................... 24
CCC-2-NL .................................................................................................... 30
3.2.1
Tussen de groepen ............................................................................... 30
3.2.2
Binnen de groepen................................................................................ 31
3.3
ADOS .......................................................................................................... 33
3.4
Samenhang SRS – CCC-2-NL .................................................................... 35
3.5
Samenhang SRS – ADOS ........................................................................... 39
3.6
Samenhang CCC-2-NL – ADOS ................................................................. 39
Discussie............................................................................................................ 43 4.1
Sociaal-communicatief functioneren ............................................................ 43
4.1.1
Kinderen met ASS ................................................................................ 43
4.1.2
Siblings van kinderen met ASS ............................................................. 47
4.2
Samenhang tussen de sociaal-communicatieve vaardigheden ................... 50
4.2.1
Samenhang SRS – CCC-2-NL.............................................................. 50
4.2.2
Samenhang SRS – ADOS .................................................................... 51
4.2.3
Samenhang CCC-2-NL – ADOS ........................................................... 52
4.3
Sterktes en beperkingen van het onderzoek .............................................. 53
4.4
Implicaties voor verder onderzoek ............................................................... 55
4.5
Implicaties voor de klinische praktijk ............................................................ 55
4.6
Conclusie..................................................................................................... 56
Referenties ............................................................................................................... 58
vi
1 INLEIDING 1.1 Wat is een autismespectrumstoornis? 1.1.1 Evolutie van het concept autisme Het concept autisme werd voor het eerst als apart syndroom omschreven door Leo Kanner (Kanner, 1943). In de huidige Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders, Fourth Edition, Text Revision (DSM-IV-TR, APA 2000) wordt de term ‘Pervasieve ontwikkelingsstoornissen’ gebruikt als overkoepelend begrip voor vijf stoornissen: de autistische stoornis, de stoornis van Rett, de desintegratiestoornis van de kinderleeftijd, de stoornis van Asperger en atypisch autisme (APA, 2000). In de praktijk wordt deze overkoepelende term zelden als diagnose gebruikt en geeft men de voorkeur aan het begrip ‘Autismespectrumstoornis’ (ASS) (Wing & Gould, 1979). Gezien de zeer lage frequentie van het voorkomen van de stoornis van Rett en de desintegratiestoornis van de kinderleeftijd worden deze niet altijd tot het autismespectrum gerekend (Gillberg, 1994). In de klinische praktijk wordt de term ‘Autismespectrumstoornis’ dan ook vaak gebruikt als overkoepelend begrip voor de autistische stoornis, de stoornis van Asperger en atypisch autisme (APA, 2000). Binnen
deze
studie
wordt
deze
invulling
gehanteerd
voor
de
term
‘Autismespectrumstoornis’ en word er niet gespecificeerd volgens de subtypes.
1.1.2 De autistische triade Alle kinderen binnen het autismespectrum vertonen stoornissen op drie domeinen: (a) sociale interactie, (b) verbale en non-verbale communicatie en (c) beperkte en stereotiepe gedragingen of interesses (APA, 2000). ASS is een heterogene stoornis; geen twee kinderen of volwassenen met ASS hebben hetzelfde profiel, maar de problemen situeren zich wel steeds in deze drie kerngebieden (Lord, Cook, Leventhal & Amaral, 2000a).
1
1.2 Prevalentie Recente cijfers wijzen op een prevalentie van ASS van 60 tot 70 per 10 000. Dit betekent dat ongeveer 1 kind op 150 ASS heeft (Fombonne, 2009). Vroege schattingen van de prevalentie van ASS rapporteerden een eerder zeldzaam voorkomen van ASS bij minder dan 10 per 10 000 individuen (Chakrabarti & Fombonne, 2001; Sevin, Knight & Braud, 2007; Willemsen-Swinkels & Buitelaar, 2002; Wing & Potter, 2002). Tegenwoordig suggereren recente schattingen dat deze prevalentie is toegenomen tot 110 per 10 000 (Kogan et al., 2009). Deze stijgende prevalentiecijfers doen de vraag rijzen of die stijging ook werkelijk een weerspiegeling is van een echte toename in het voorkomen van ASS. Er is immers geen eenduidigheid over wat die stijging in prevalentie veroorzaakt (Matson & Kozlowski, 2011). Volgens Wing en Potter (2002) is het grootste aandeel van deze toename te wijten aan veranderingen in diagnostische criteria en een groter bewustzijn en kennis omtrent ASS bij ouders en professionelen. Het blijft volgens hen dan ook een open vraag of er werkelijk sprake is van een stijging in het voorkomen van ASS en, indien dit het geval is, hoe groot deze stijging is en of deze nog steeds toeneemt (Wing & Potter, 2002). Met betrekking tot de verhouding tussen jongens en meisjes die ASS hebben is er meer consensus. Gegevens uit verschillende epidemiologische studies rapporteren dat er meer jongens dan meisjes met ASS zijn, met een ratio van 4-5 : 1 (Holtmann, Bolte & Poustka, 2007; Lord, Schopler & Revicki, 1982; McLennan, Lord & Schopler, 1993; Rutter & Lockyer, 1967; Tsai & Beilser, 1983; Wing, 1981). De reden waarom deze verhouding vooral in het nadeel van de mannelijke populatie speelt heeft te maken met de overdracht van anomaliën op het X-chromosoom van de moeder (Marshall et al., 2008).
2
1.3 Etiologie Over de oorzaak van ASS is al heel wat onderzoek verricht, maar er blijven ook nog vele vragen onbeantwoord. ASS is een multifactoriële stoornis, waarvan zowel genetische als niet-genetische factoren aan de basis liggen (Rutter, 2005). De genetische basis van ASS komt naar voor in verschillende familie- en tweelingenstudies (Betancur, 2011). Recente onderzoeken naar de etiologie van ASS suggereren dat er ongeveer 103 genen en 44 loci op de genomen betrokken kunnen zijn bij ASS (Betancur, 2011), waarbij er overlap is met andere stoornissen zoals verstandelijke beperkingen, epilepsie, schizofrenie en Attention Deficit Hyperactivity Disorder (ADHD). Deze bevindingen tonen aan dat ASS een complexe stoornis is waarvan genetische variaties op verschillende genen aan de oorzaak kunnen liggen. Hierbij dienen we op te merken dat er niet altijd een veelvoud aan genen mee aan de basis ligt van het ontstaan van ASS. In een aantal gevallen gaat het om een monogene aandoening, waarbij een stoornis op 1 gen samengaat met ASS (Eapen, 2011). Naast genetische factoren spelen ook omgevingsfactoren een rol. Omgevingsfactoren op zich zullen nooit leiden tot ASS, maar enkel wanneer de betrokkene hiertoe genetisch is voorbestemd. Met omgevingsfactoren bedoelt men vooral biologische factoren die tijdens de zwangerschap, op het moment van de bevalling of in de vroege periode na de geboorte een rol zouden kunnen spelen. Het is belangrijk om hierbij op te merken dat familiale factoren niet de oorzaak zijn van het ontstaan van ASS bij een kind, maar ze kunnen wel als een beïnvloedende risico- of beschermingsfactor fungeren in verschillende fases van de ontwikkeling (Newschaffer et al., 2007; Bauminger & Yirmiya, 2001). Daarnaast zijn er ook een groot aantal neurobiologische studies die ASS trachten te verklaren. Zowel naar omgevingsfactoren (Bauminger & Yirmiya, 2001) als naar genetische componenten is nog onderzoek nodig om een concreter en verklarend beeld te kunnen schetsen over de etiologie van ASS (Betancur, 2011).
3
1.4 Sociaal-communicatieve vaardigheden 1.4.1 Sociaal-communicatieve vaardigheden bij normaal ontwikkelende kinderen
Bij normaal ontwikkelende kinderen komen de voornaamste sociaal-communicatieve vaardigheden tot uiting tussen de leeftijd van 0 en 24 maanden, waarbij de variatie en complexiteit van deze vaardigheden geleidelijk toeneemt (Tomasello, 1995). In de eerste helft van het eerste levensjaar toont een kind interesse voor sociale stimuli (Craig & Baucum, 2002; Sigman, Dijamco, Gratier & Rozga, 2004; Verhulst, Verheij & Ferdinand, 2003) en imiteert het eenvoudige gezichtsuitdrukkingen en gebaren (Craig & Baucum, 2002; Kaplan & Hafner, 2006; Sigman et al., 2004). Ook de sociale glimlach ontwikkelt zich in deze periode (Sigman et al., 2004, Rochat, Querido & Striano, 1999; Verhulst et al., 2003). Een kind ontwikkelt verder de mogelijkheid tot joint attention, wat het delen van de aandacht inhoudt. In de eerste 6 maanden ontstaat het vermogen tot diadische joint attention (Morgan, Mayberry & Durkin, 2003; Oosterling, Woudenberg & Visser, 2004), waarbij de aandacht wordt verdeeld tussen het zelf en een andere persoon (Morgan, Mayberry & Durkin, 2003). Daarnaast leert het kind ook voorwerpen volgen met de ogen (Verhulst et al., 2003). Tijdens contactspelletjes wordt ook duidelijk dat kinderen sociale verwachtingen ontwikkelen (Rochat et al., 1999; Sigman et al., 2004; Tomasello, Carpenter, Call, Behne & Moll, 2005). Tot slot ontwikkelen kinderen op deze leeftijd ook de vaardigheid om te reageren op hun naam en op emoties van anderen (Dawson et al., 2004). In de tweede helft van het eerste levensjaar zijn kinderen goed in staat tot contactspelletjes (Kaplan & Hafner, 2006). Daarnaast ontwikkelen ze het vermogen tot het volgen van de blikrichting en oogbewegingen van anderen (Dawson et al., 2004; Kaplan & Hafner, 2006; Leekam, Lopez & Moore, 2000; Tomasello et al. 2005). Een kind leert ook te wijzen, voorwerpen te laten zien en voorwerpen te geven aan anderen (Buruma & Blijd-Hoogewys, 2010). Bovendien ontstaat de capaciteit tot triadische joint attention (Landa, 2007; Oosterling, Woudenberg & Visser, 2004; Tomasello et al., 2005; Waeterschoot, 2008; Wetherby, 2006), wat het delen van de
4
aandacht inhoudt tussen zichzelf, een andere persoon en een derde object (Morgan, et al., 2003). Een kind maakt zich ook het gebruik van instrumentele gebaren eigen (Craig & Baucum, 2002). Ook de imitatie ontwikkelt zich verder. Het kind kan simpele bewegingen en gebaren onmiddellijk imiteren (Craig & Baucum, 2002; Kaplan & Hafner, 2006; Wetherby, 2006). Op deze leeftijd is het kind in staat tot social referencing. (Feinman, 1982; Repacholi, 1998; Stenberg, 2003; Striano & Rochat, 2000; Tomasello, 2001). Social referencing wordt gedefinieerd als het spontaan zoeken naar informatie over de gevoelens van anderen bij onduidelijke situaties of gebeurtenissen en wordt beschouwd als een specifieke vorm van joint attention (Bacon, Fein, Morris, Waterhouse & Allen, 1998). In de periode van 13 tot 18 maanden maken de meeste kinderen zich het vermogen tot triadische joint attention volledig eigen (Buruma & Blijd-Hoogewys, 2010). Rond de leeftijd van een jaar zegt een kind zijn eerste woordjes (Hart, 2004; Nelson, 1974). In deze periode zijn kinderen bovendien in staat tot uitgestelde imitatie van bekende gebaren, acties en geluiden (Carpenter, Nagell & Tomasello, 1998; Colonessi, 2005; Craig & Baucum, 2002; Wetherby, 2006). Ook de wederkerigheid ontwikkelt zich steeds verder, wat tot uiting komt in de actieve deelname aan kiekeboespelletjes (Rome-Flanders & Cronk, 1995). Er treedt ook een beginnende empathie op, waarbij een kind probeert te troosten door iets te geven wat het zelf ook als troostend ervaart (Hoffman, 2000). In het daaropvolgende halfjaar evolueert de taalontwikkeling zeer snel, wat resulteert in het gebruik van tweewoordzinnetjes (MacWhinney, 2005). Kinderen leren op deze leeftijd ook symboliseren (Craig & Baucum, 2002; Rochat et al., 1999; Verhulst et al., 2003; Wetherby, 2006), wat belangrijk is bij de taal- en spelontwikkeling (Buruma & Blijd-Hoogewys, 2010). Op gebied van spel zien we dat het zich tot de leeftijd van 24 maanden hoofdzakelijk beperkt tot functioneel spel (Rubin, Fein, & Vandenberg, 1983), hoewel andere onderzoeken aantonen dat kinderen vanaf de leeftijd van 18 maanden doen-alsof-spel beginnen te ontwikkelen (Leslie, 1987; Piaget, 1962) of zelfs nog vroeger (Bosco, Friedman & Leslie, 2006). Een kind is vanaf 18 maanden ook in staat tot complexe imitatiespelletjes (Kaplan & Hafner, 2006). Empathie ontwikkelt zich verder en dit uit zich in altruïstisch gedrag (Eisenberg, 2005).
5
Tijdens de overgang naar het derde levensjaar zijn kinderen in staat tot het voeren van korte gesprekjes (Kaplan & Hafner, 2006; Verhulst et al., 2003) waarbij ze hun beurt kunnen afwachten en gepast kunnen reageren op opmerkingen (Pan & Snow, 1999). Vanaf de leeftijd van 24 maanden leren ze bovendien om met andere kinderen te spelen (Verhulst et al., 2003). Ook de empathie ontwikkelt zich steeds verder. Kinderen kunnen rond de leeftijd van 24 maanden gepast reageren op emoties van anderen, bijvoorbeeld door hen te helpen of te troosten (Dawson et al., 2004). Vanaf de leeftijd van drie jaar beginnen kinderen echt samen te spelen en laten ze uitgebreid doen-alsof-spel zien (Rubin et al., 1983). Er ontstaan beginnende vriendschappen (Berk, 2006).
1.4.2 Sociaal-communicatieve vaardigheden bij kinderen met ASS
Kinderen met ASS vertonen afwijkingen op sociaal-communicatief gebied (APA, 2000). Deze beperkingen zijn al zichtbaar in het eerste levensjaar (Werner, Dawson, Munson & Osterling, 2005) en misschien al in de eerste weken (Volkmar, 1987). In wat volgt worden de voornaamste beperkingen in de sociaal-communicatieve vaardigheden besproken. Met betrekking tot de sociale interactie is er in het algemeen sprake van een kwalitatieve tekortkoming aan sociale of emotionele wederkerigheid. Deze problemen kunnen zich uiten in moeilijkheden met het gebruik van non-verbale gedragingen zoals oogcontact, gezichtsuitdrukkingen, lichaamstaal en gebaren om de sociale interactie te reguleren (APA, 2000). Daarnaast zien we dat kinderen met ASS problemen hebben met het ontwikkelen van relaties met leeftijdsgenootjes. Jonge kinderen met ASS vertonen vaak een gebrek aan interesse in andere kinderen, of beschikken onvoldoende over sociale vaardigheden om te komen tot wederkerigheid en het delen van interesses. Een ander aspect is het gebrek aan vaardigheden om spontaan plezier of interesses te delen (Filipek et al., 1999). Een volgende vaardigheid is joint attention (Morgan et al., 2003). Kinderen met ASS vertonen beperkingen in joint attention (Dawson et al., 2002; DiLavore & Lord, 1995; Misailidi, 2002; Mundy, Sigman & Kasari,1994; Stone, Ousley, Yoder, Hogan & Hepburn, 6
1997; Warreyn, Roeyers & De Groote, 2005), zowel in het initiëren van als het reageren op joint attention (Landa, Holman & Garret-Mayer, 2007). Kinderen met ASS ondervinden eveneens moeilijkheden met social referencing (Bacon et al., 1998). Op gebied van verbale en non-verbale communicatie vertonen kinderen met ASS eveneens een aantal kwalitatieve beperkingen (APA, 2000). Bij sommige kinderen met ASS is er een achterstand of een volledige afwezigheid van de ontwikkeling van gesproken taal (Landa & Garrett-Mayer, 2006). Meer specifiek ervaren kinderen met ASS vooral pragmatische taalproblemen (Landa, 2000; Ozonoff & Miller, 1996; Ramberg, Ehlers, Nyden, Johansson & Gillberg, 1996). Bovendien slagen zij er vaak niet in om dit gebrek te compenseren aan de hand van gezichtsuitdrukkingen of gebaren. Bij personen met ASS die wel over een adequate spraak beschikken zien we een tekort aan vaardigheden om een conversatie op te starten of om een gesprek gaande te houden. Vaak treedt er bij personen met ASS stereotiep of idiosyncratisch taalgebruik op. Een typisch verschijnsel hierbij is het voorkomen van echolalie (Filipek et al., 1999). Een laatste item bij de communicatie is het gebrek aan spel en verbeelding (Filipek et al., 1999). Met betrekking tot spel zien we dat kinderen met ASS evenveel functioneel spel vertonen als normaal ontwikkelende kinderen (Baron-Cohen, 1987; Charman et al., 2001; Warreyn et al., 2005). Wat doen-alsof-spel betreft is er minder eenduidigheid. Verschillende studies vinden hierbij beperkingen bij kinderen met ASS (Baron-Cohen, 1987; Brown & Whiten, 2000), maar ander onderzoek wijst op de aanwezigheid van enig doen-alsof-spel bij sommige kinderen met ASS (Libby, Powell, Messer & Jordan, 1998; Warreyn et al., 2005). Bovendien hebben kinderen met ASS hier minder moeite mee in een gestructureerde omgeving of wanneer het doen-alsof-spel uitgelokt wordt (Charman & Baron-Cohen, 1994; Jarrold, Boucher & Smith, 1993; Warreyn et al., 2005). Uit onderzoek blijkt dat kinderen met ASS eveneens problemen vertonen met de imitatie van doen-alsof-spel (Heimann, Ullstadius, Dahlgren & Gillberg, 1992; Libby, Powell, Messer & Jordan, 1997). Andere studies vinden geen verschil in de imitatie van eenvoudig doen-alsof-spel tussen kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen (McDonough, Stahmer, Schreibman & Thompson, 1997; Warreyn, Roeyers & De Groote, 2005). 7
Kinderen met ASS vertonen tot slot ook andere imitatieproblemen, zowel op gebied van onmiddellijke als van uitgestelde imitatie (Rogers, 1999). Deze beperking wordt in een aantal onderzoeken bij oudere kinderen met ASS echter niet teruggevonden (Charman & Baron-Cohen, 1994; Libby et al., 1997; Morgan, Cutrer, Coplin & Rodrigue,1989). Samengevat komt het er in grote lijnen op neer dat kinderen met ASS problemen hebben met joint attention met inbegrip van social referencing, imitatie en doen-alsofspel. Uit onderzoek komt echter geen eenduidig beeld naar voor met betrekking tot deze sociaal-communicatieve beperkingen. Hierbij willen we de opmerking maken dat joint attention, spel en imitatie verbonden zijn met de taalontwikkeling, zowel bij normaal ontwikkelende kinderen als bij kinderen met ASS (Charman et al., 2001; Lewis, Boucher, Lupton & Watson, 2000; Meltzoff, 1999; Mundy & Gomes, 1998; Stone & Yoder, 2001).
1.5 Siblings van kinderen met ASS 1.5.1 Belang van onderzoek bij siblings van kinderen met ASS 1.5.1.1 Algemeen Om het belang aan te tonen van onderzoek bij siblings van kinderen met ASS gaan we eerst in op de omgevingsfactoren en vervolgens op de genetische factoren. Wat de omgeving betreft hebben verschillende auteurs gewezen op de cruciale rol die broers en zussen spelen in de ontwikkeling van kinderen (Dunn, 1988; Dunn & McGuire, 1992; Stoneman & Brody, 1993). Deze langdurige relatie beïnvloedt cognitieve, affectieve en sociale vaardigheden evenals de ontwikkeling van een positief zelfbeeld (Brody & Stoneman, 1986; Powell & Gallagher, 1993). Deze relaties vormen bovendien de basis voor de ontwikkeling van toekomstige sociale relaties (Barak-Levy, Goldstein & Weinstock, 2010). Het hebben van een sibling met ASS zorgt er echter voor dat de typische broer-zus-relatie niet altijd tot stand kan komen (Knott, Lewis & Williams., 1995; Stoneman, Brody, Davis, Crapps & Malone, 1991) aangezien een van de kernsymptomen van ASS een tekortkoming is op gebied van sociaal gedrag (Kaminsky & Dewey, 2001; Knott et al., 1995). 8
Een andere belangrijke factor die van siblings van kinderen met ASS een boeiende doelgroep maakt vinden we terug in de etiologie van ASS. Tegenwoordig is er consensus over het feit dat autisme het product is van een onderliggende genetische kwetsbaarheid (Rutter, 2000; Szatmari, Jones, Zwaigenbaum & MacLean, 1998). Dit gegeven wordt kracht bijgezet door een aantal tweelingen- en familiestudies die wijzen op een verhoogd voorkomen van ASS binnen genetische relaties (Bailey et al., 1995; Bolton et al., 1994; Folstein & Rutter, 1977; LeCouteur et al., 1996; MacLean et al., 1999; Zwaigenbaum et al., 2000). Siblings van kinderen met ASS lopen een groter risico om zelf ASS te ontwikkelen dan siblings van kinderen zonder ASS (Rutter, 2005). Bij siblings werd de prevalentie van ASS vroeger geschat op 600 tot 900 per 10 000 kinderen (Szatmari et al., 1998; Piven, Palmer, Jacobi, Childress & Arndt, 1997; Ritvo et al., 1989). Recentere studies bij grotere steekproeven rapporteren een prevalentie die varieert van 1090 per 10 000 (Constantino, Zhang, Frazier, Abbacchi & Law, 2010) tot 1870 per 10 000 (Ozonoff et al., 2011). Onderzoek wijst er verder op dat siblings van kinderen met ASS ook kwetsbaarder zijn om andere symptomen te ontwikkelen, zoals problemen op sociaal vlak en taalontwikkelingsproblemen,
emotionele
en
gedragsmoeilijkheden,
waaronder
angststoornissen, fobieën, depressie, hyperactiviteit/onoplettendheid en opstandig gedrag (Bailey, Palferman, Heavey & Le Conteur, 1998; Bolton, Pickles, Murphy & Rutter, 1998; Smalley, 1997). Het hoeft dan ook niet te verbazen dat er steeds meer onderzoek verricht wordt naar de effecten van het hebben van een sibling met ASS en naar hun ontwikkeling (Damiani, 1999; Fisman, Wolf, Ellison & Freeman, 2000; Lardieri, Blacher & Swanson, 2000; McHale & Gamble, 1989). Ondanks deze kwetsbaarheid is het belangrijk om op te merken dat de meerderheid van de siblings van kinderen met ASS over het algemeen relatief goed functioneert op verschillende ontwikkelingsdomeinen in vergelijking met siblings van kinderen met een andere diagnose of in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen (Pilowsky, Yirmiya, Doppelt, Gross-Tsur & Shalev, 2004; Bågenholm & Gillberg, 1991; Ferrari, 1984; Gold, 1993; Kaminsky & Dewey, 2002; Mates, 1990; Rodrigue, Geffken & Morgan, 1993; Szatmari et al., 1993; Yirmiya et al., 2006; Gamliel, Yirmiya & Sigman, 2007).
9
1.5.1.2 The Broader Autism Phenotype De genetische kwetsbaarheid van siblings komt verder tot uiting in het vaker voorkomen van mildere kenmerken van ASS, wat aangeduid wordt met de term ‘Broader Autism Phenotype’ (BAP). Rogers (2009) beschrijft dit brede fenotype als een geheel van subklinische karakteristieken die gerelateerd zijn aan de autistische triade. Deze kenmerken wijzen er enigszins op dat er sprake zou kunnen zijn van ASS, maar ze zijn onvoldoende om een diagnose binnen het autismespectrum te kunnen stellen (Piven et al., 1997; Wassink, Brzustowicz, Bartlett & Szatmari, 2004). We dienen echter op te merken dat onderzoekers sterk variëren in hun definiëring van het BAP, waardoor een operationele definitie momenteel nog niet werkzaam is (Yirmiya et al., 2006). Als gevolg hiervan treedt er een grote variabiliteit op in de cijfergegevens met betrekking tot het voorkomen van deze mildere kenmerken. Naar schatting zou ongeveer 10 tot 20% van de ASS-siblings kenmerken van het BAP vertonen (Bolton et al., 1994). Andere onderzoeken rapporteren cijfergegevens van 25% (Yirmiya et al., 2006) of zelfs tot 40% (Losh, Childress, Lam & Piven, 2008). Hierbij dienen we op te merken dat deze onderzoekspopulaties zowel siblings bevatten die later zelf een ASS-diagnose krijgen als kinderen die louter kenmerken van het BAP vertonen als siblings die normaal ontwikkelen. Ondanks het feit dat deze fenotypische verschijningsvormen geen diagnose binnen het autismespectrum opleveren, hebben ze toch een belangrijke invloed op de vroege ontwikkeling en leermogelijkheden van kinderen. De meest voorkomende problemen situeren zich op het sociaal-communicatieve domein, met een opmerkelijke vertraging in de taalontwikkeling (Stone, Caitlin, McMahon, Yoder & Walden, 2007).
Siblings van kinderen met ASS vormen dus een interessante onderzoekspopulatie. Niet alleen lopen ze meer risico op het ontwikkelen van ASS, maar daarnaast biedt onderzoek bij siblings de gelegenheid om vroege signalen van ASS en/of van het BAP te leren kennen. Bovendien creëert dit soort onderzoek de mogelijkheid om zicht te
krijgen
op normatieve en
verstoorde patronen
van
de sociaal-
communicatieve ontwikkeling. Deze vorm van onderzoek breidt onze kennis uit over de vroege ontwikkeling van ASS en creëert de mogelijkheid om vroege diagnoses en 10
gepaste interventie-initiatieven te ontwikkelen met als doel de kansen voor deze kinderen zoveel mogelijk te optimaliseren (Stone et al., 2007).
1.5.2 Sociaal-communicatieve vaardigheden bij siblings van kinderen met ASS
Bij studies waarin men vergelijkingen maakt tussen siblings van kinderen met ASS en siblings van normaal ontwikkelende kinderen zien we dat er in de literatuur een gebrek aan eenvormigheid is met betrekking tot het gebruik van methodes en de indeling van de onderzoeksgroepen. Bijgevolg zijn er veel discrepanties in de onderzoeksresultaten voor wat de kenmerken van het BAP bij siblings van kinderen met ASS betreft (Rogers, 2009). Rogers (2009) geeft in haar overzichtsartikel aan dat significante groepsverschillen tussen hoge risicokinderen, zoals siblings van kinderen met ASS, en normaal ontwikkelende kinderen niet onmiddellijk beschouwd mogen worden als signalen voor een mogelijke ASS. Dit omwille van het feit dat er in de groep van de hoge risicokinderen vaak geen onderscheid gemaakt wordt tussen de kinderen die later wel en de kinderen die later geen ASS diagnose krijgen (Rogers, 2009). Een verminderd functioneren op groepsniveau betekent niet dat alle siblings van kinderen met ASS die kenmerken vertonen (Stone et al., 2007). Dit is een belangrijke kanttekening die in acht genomen moet worden bij het lezen van de volgende onderzoeksresultaten bij siblings van kinderen met ASS. Er zijn slechts enkele betrouwbare studies die specifiek focussen op siblings van kinderen met ASS die later geen ASS ontwikkelen (Toth, Dawson, Meltzoff, Greenson & Fein, 2007). Uit deze studies blijkt dat siblings van kinderen met ASS in hun ontwikkeling een zeer variabel vaardigheidsprofiel vertonen waarbij vooral verminderde vaardigheden op het vlak van sociale communicatie en taal optreden (Toth et al., 2007). Eerst en vooral wordt ingaan op het aspect van communicatie en taal om daarna enkele deficiënte sociaal-interactieve vaardigheden te bespreken. Wat de communicatieve vaardigheden betreft, namelijk het gebruik van taal en gebaren, worden volgende bevindingen in de literatuur teruggevonden. Een vertraagde taalontwikkeling en bijhorend het gebruik van gebaren zijn de eerste signalen die opgemerkt worden in het eerste levensjaar (Mitchell et al., 2006). Siblings van kinderen met ASS gebruiken minder betekenisvolle gebaren in de 11
communicatie
met
anderen
in
vergelijking
met
normaal
ontwikkelende
controlekinderen (Cassel et al., 2007; Toth et al., 2007; Goldberg et al., 2005; Mitchell et al., 2006; Presmanes, Walden, Stone & Yoder, 2007; Stone et al., 2007; Yirmiya et al., 2006). Wat het gebruik van conventionele gebaren betreft, beschreven als het wegduwen van objecten of het tonen van of wijzen naar objecten, werden er geen verschillen gevonden tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen tussen 18 en 27 maanden oud (Toth et al., 2007). Gebaren zijn een vorm van communicatie die vooral van belang zijn in de ondersteuning van het belangrijkste communicatiemiddel bij uitstek, namelijk onze gesproken taal (Mitchell et al., 2006). Bijgevolg zien we dat er bij siblings van kinderen met ASS aangetoond is dat zowel de expressieve als de receptieve taalontwikkeling op de leeftijd van 12 maanden vertraagd is (Zwaigenbaum et al., 2005). Deze bevinding werd bevestigd in het onderzoek van Yirmiya et al. (2006) bij siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 14 maanden en op de leeftijd van 18 maanden in het onderzoek van Ozonoff, Rogers & Sigman (2005). In de ontwikkeling van communicatieve vaardigheden komt ook het belang van imitatie naar voor. Zwaigenbaum et al. (2005) rapporteerden dat siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 12 maanden die later geen ASS ontwikkelen geen problemen vertonen op het vlak van imitatie van lichaamsbewegingen, imitatie van uitspraken en imitatie van handelingen op objecten in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen. Toth et al. (2007) vonden geen groepsverschillen op de leeftijd van 20 maanden tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen, zelfs wanneer de siblings die later wel ASS ontwikkelden uit de groep gefilterd werden. Dit geldt zowel voor onmiddellijke als uitgestelde imitatie. Op het gebied van spel worden op groepsniveau geen verschillen gerapporteerd tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen voor zowel symbolisch als functioneel spel (Toth et al., 2007). Daarnaast merken Toth et al. (2007) op dat hoewel siblings van kinderen met ASS symbolisch spel vertonen, de frequentie en de variëteit ervan lager ligt in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen. Wat de sociaal-interactieve vaardigheden bij siblings van kinderen met ASS betreft worden eveneens een aantal signalen opgemerkt in de vroege ontwikkeling die 12
wijzen op tekortkomingen op sociaal-communicatief vlak. In het algemeen glimlachen ASS-siblings op de leeftijd van 6 maanden minder in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen (Cassel et al., 2007). Bovendien vertonen siblings minder hun sociale glimlach in de interactie in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen (Toth et al., 2007; Cassel et al., 2007). ASS-siblings ervaren daarnaast ook moeilijkheden in het maken van oogcontact (Merin, Young, Ozonoff & Rogers, 2007). Op het vlak van blikverschuiving en het visueel volgen rapporteerden Toth et al. (2007) echter geen verschillen tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen. In het onderzoek van Brian et al. (2008) kwam ook naar voor dat er bij siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 18 maanden een verminderde respons op naam is. Een opmerkelijke bevinding met betrekking tot het aspect ‘respons op naam’ werd gerapporteerd door Yirmiya et al. (2006) die in hun onderzoek aantoonden dat siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 4 maanden frequenter reageren in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen. Verder heeft onderzoek ook aangetoond dat ASS-siblings moeilijkheden ondervinden in het delen van plezier en het tonen van affectie
ten aanzien van hun
interactiepartner (Yirmiya et al., 2006; Cassel et al., 2007). Wat joint attention betreft kan algemeen gesteld worden dat de vaardigheden in de triadische communicatie van ASS-siblings eerder beperkt zijn. Zo ervaren zij moeilijkheden in het reageren op joint attention, het initiëren van joint attention en het stellen van vraaggericht gedrag (Mitchell et al., 2006). Deze signalen zijn merkbaar voor de leeftijd van 18 maanden (Cassel et al., 2007; Goldberg et al., 2005; Mitchell et al., 2006; Presmanes et al., 2007; Stone et al., 2007; Yirmiya et al., 2006). Met betrekking tot de reactie op joint attention duiken uiteenlopende resultaten op. Yirmiya et al. (2006) vonden geen verschillen tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen bij de reactie op joint attention op de leeftijd van 14 maanden terwijl Goldberg et al. (2005) aangetoond hebben dat siblings van kinderen met ASS met een gemiddelde leeftijd van 17 maanden minder reageren op joint attention dan normaal ontwikkelende kinderen. Deze bevinding van Goldberg et al. (2005) wordt bevestigd in de studie van Cassel et al. (2007) bij siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 18 maanden. Deze bevindingen suggereren dat siblings van kinderen met ASS moeilijkheden ondervinden in het begrijpen van en het reageren op joint attention (Cassel et al, 2007). 13
Wat het initiëren van joint attention betreft rapporteren Goldberg et al. (2005) dat siblings van kinderen met ASS, met een gemiddelde leeftijd van 17 maanden, minder joint attention initiëren dan normaal ontwikkelende kinderen met een gemiddelde leeftijd van 15 maanden. Het onderzoek van Cassel et al. (2007) bevestigt dat ASSsiblings op de leeftijd van 15 maanden minder joint attention initiëren. Dit staat tegenover de bevindingen van Yirmiya et al. (2006) die geen beperkingen in het initiëren van joint attention vonden bij siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 14 maanden. Binnen het initiëren van joint attention valt ook het vertonen van vraaggericht gedrag (Cassel et al., 2007) in de betekenis van vragen naar hulp of een object (Mundy, Hogan & Doehring, 1996). Dit vraaggericht gedrag wordt in sommige
onderzoeken
onderverdeeld
in
de
lagere
en
de
hogere
orde
initiatiemechanismen. Met de lagere orde mechanismen bedoelt men het maken van oogcontact om een verzoek duidelijk te maken of een object uit de omgeving te verkrijgen. De hogere orde initiatiemechanismen beschrijft men als de processen waarbij het kind een stuk speelgoed of een ander object geeft aan iemand anders of wijst naar het gewenste voorwerp (Cassel et al., 2007). In de huidige literatuur zijn er geen eenduidige resultaten terug te vinden in deze onderscheiden deelvaardigheden (Cassel et al., 2007). Cassel et al. (2007) vonden geen verschillen tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen tussen de leeftijd van 8 tot 18 maanden op het vlak van lagere en hogere orde initiatiemechanismen. Yirmiya et al. (2006) stelden vast dat siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 14 maanden minder hogere orde initiatiemechanismen gebruikten dan normaal ontwikkelende kinderen. Ook Toth et al. (2007) gaven aan dat ASS-siblings in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen minder vraaggericht gedrag stellen in het algemeen en vooral minder wijzen en/of voorwerpen aanreiken in het bijzonder. Dit is niet in overeenstemming met de bevindingen van Goldberg et al. (2005), die aantoonden dat siblings van kinderen met ASS minder gebruik maken van zowel de lagere als de hogere orde initiatiemechanismen voor joint attention (Cassel et al., 2007). Samenvattend kan gesteld worden dat siblings van kinderen met ASS als groep een spectrum van onsamenhangende, maar mogelijk gerelateerde moeilijkheden vertonen op het vlak van verwijzende communicatie, waaronder het initiëren van en het reageren op joint attention vallen. Deze beperkingen zijn merkbaar binnen de 14
eerste 18 maanden van de kinderlijke ontwikkeling. De heterogeniteit in resultaten staat mogelijks in relatie met het feit dat de siblings van kinderen met ASS een heterogene onderzoeksgroep vormen (Cassel et al., 2007). Bovendien is het belangrijk om op te merken dat de stoornissen op het sociaalcommunicatieve aspect bij het merendeel van de ASS-siblings niet klinisch diagnosticeerbaar zijn maar slechts deel uitmaken van het BAP (Landa & GarrettMayer, 2006). Er kan dan ook geconcludeerd worden dat er een grote vorm van variabiliteit
is
in
sociaal-communicatieve
beperkingen
binnen
de
ASS-
siblingspopulatie (Yoder, Stone, Walden & Malesa, 2009). Dit alles in beschouwing genomen, geven Brian et al. (2008) ook aan dat, wanneer we de assessment van risicokleuters voor ASS willen optimaliseren, we niet alleen belang mogen hechten aan de sociaal-communicatieve deficieten, maar zeker ook aandacht moeten hebben voor andere factoren zoals het temperament en de motorische ontwikkeling.
1.6 Probleemstelling en onderzoeksvragen Bovenstaande literatuurstudie toont aan dat het huidige wetenschappelijk onderzoek nog
geen
eenduidigheid
heeft
gebracht
over
de
sociaal-communicatieve
vaardigheden van siblings van kinderen met ASS. Deze studie focust op siblings van kinderen met ASS in vergelijking met zowel een controlegroep als een groep kinderen met ASS. Siblings zijn een boeiende onderzoekspopulatie omdat hun ontwikkeling het inzicht in de vroege ontwikkeling en symptomen van ASS kan verhogen. Dit is belangrijk met het oog op vroegdiagnose en vroeginterventie, wat een betere prognose impliceert. In deze studie wordt nagegaan na hoe deze siblings functioneren op de gemiddelde leeftijd van 5.5 jaar op sociaal-communicatief gebied. Daarbij gaan we ook op zoek naar een mogelijk verband tussen de verschillende domeinen van de meetinstrumenten.
Op basis van voorgaand literatuuronderzoek worden de volgende onderzoeksvragen bekomen:
15
Welke verschillen op sociaal-communicatief vlak worden teruggevonden in de vergelijking tussen siblings van kinderen met ASS en kinderen met ASS? Welke verschillen op sociaal-communicatief vlak worden teruggevonden in de vergelijking tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen? Welke sterktes en zwaktes op sociaal-communicatief vlak worden teruggevonden binnen de groepen? Op basis van de voorgaande literatuurstudie is de verwachting dat de kinderen met ASS meer problemen ervaren dan de siblings en de controlekinderen op het vlak van sociaal-communicatieve vaardigheden. Dit omwille van het feit dat moeilijkheden op sociaal-communicatief gebied kenmerkend zijn voor kinderen met ASS (APA, 2000). Onderzoek toont aan dat een deel van de siblings mildere kenmerken vertoont (Rogers, 2009), maar dat de siblings als groep over het algemeen relatief goed functioneren (Pilowsky et al., 2004; Gold, 1993; Mates, 1990; Rodrigue et al., 1993; Szatmari et al., 1993; Yirmiya et al., 2006; Gamliel et al., 2007). Op basis hiervan is de veronderstelling dat een deel van hen tekorten ervaart en dat er ook een deel van de siblings normaal functioneert. Hoe verhouden sociale en communicatieve vaardigheden zich ten opzichte van elkaar? Uit de literatuur is gebleken dat sociale en communicatieve vaardigheden vaak moeilijk van elkaar te onderscheiden zijn. De verwachting is dan ook dat deze vaardigheden bij alle drie de groepen positief zullen samenhangen. Zijn er in de siblinggroep indicaties voor kinderen die kenmerken van het BAP vertonen? Stone et al. (2007) toonden in hun studie aan dat de meest voorkomende problemen bij siblings van kinderen met ASS zich vooral op het sociaalcommunicatieve domein bevinden. Daaruit volgt de verwachting dat er in deze studie mogelijks enkele siblings zullen zijn die op sociaal-communicatief gebied bepaalde moeilijkheden ervaren. Van de meerderheid van de siblings verwachten we dat deze normaal zullen functioneren. Zoals reeds eerder vermeld toont onderzoek aan dat siblings van kinderen met ASS over het algemeen relatief goed functioneren in vergelijking met kinderen met een 16
andere diagnose of in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen (Pilowsky et al., 2004; Gold,
1993; Mates, 1990; Rodrigue et al., 1993;
Szatmari et al., 1993; Yirmiya et al., 2006; Gamliel et al., 2007). Daarnaast toont ook prevalentieonderzoek aan dat het merendeel van de siblings normaal functioneert (Bolton et al., 1994).
17
2 METHODE
2.1 Deelnemers De steekproef bestond uit 104 kinderen, waarvan 72 jongens (69.20%) en 32 meisjes (30.80%). Binnen die groep worden drie groepen onderscheiden: een groep van 45 controlekinderen (29 jongens, 16 meisjes), een groep van 41 kinderen met ASS (36 jongens, 5 meisjes) en een groep van 18 siblings van kinderen met ASS (7 jongens, 11 meisjes). De kinderen uit de ASS-groep werden allen gediagnosticeerd door een multidisciplinair team. De kinderen die participeerden aan dit onderzoek waren tussen 51 en 79 maanden oud. De gemiddelde leeftijd van de controlekinderen was 64.71 maanden (SD = 5.86), de kinderen met ASS waren gemiddeld 66.23 maanden (SD = 5.94) oud en de siblings waren gemiddeld 64.65 maanden (SD = 7.23) oud. Er was geen significant verschil in leeftijd tussen de groepen (² = 1.242, p = ns). Verder werd ook de Sociaal-economische status (SES) berekend op basis van de procedure van Hollingshead van zowel de moeder, de vader als het gezin. Deze SES was niet significant verschillend tussen de groepen (² = 2.857, p = ns). Tabel 1 geeft de kenmerken van de steekproef weer.
Tabel 1 Beschrijving van de steekproef Controle
ASS
Siblings
Kruskal Wallis
n = 45
n = 41
n = 18
test ²
SES moeder
50.82 (9.84)
46.54 (14.32)
44.94 (16.39)
1.622
SES vader
46.53 (10.06)
45.40 (11.58)
44.33 (13.43)
0.170
SES totaal
49.11 (8.17)
45.48 (10.89)
44.64 (12.99)
2.857
Gemiddelde leeftijd in
64.71 (5.86)
66.23 (5.94)
64.65 (7.23)
1.242
29:16
36:5
7:11
² = 14.904**
maanden (WPPSI) Geslacht m:v
Noot: * = p < .05; ** = p < .01
18
Dit onderzoek maakt deel uit van een grootschalig longitudinaal onderzoek naar de rekenvaardigheden, de cognitieve vaardigheden, de visuo-spatiële vaardigheden en de sociaal-communicatieve vaardigheden van kinderen met ASS, siblings van kinderen met ASS en een controlegroep van normaal ontwikkelende kinderen. Van de oorspronkelijke dataset
werden 19 controlekinderen verwijderd
om de
verschillende groepen meer vergelijkbaar te maken met betrekking tot leeftijd en geslacht. De rekrutering van de kinderen met ASS en siblings gebeurde via verschillende kanalen. Eerst en vooral werd er een oproep geplaatst op de website van de Vlaamse Vereniging Autisme en Autisme Centraal. Op die manier konden ouders zich aanmelden om samen met hun kind(eren) met ASS en sibling(s) deel te nemen aan het onderzoek. Ten tweede werd er opnieuw contact opgenomen met kinderen die
reeds
eerder
meewerkten
aan
onderzoek
rond
sociaal-communicatief
functioneren. Nadat de ouders een informatiebrief ontvangen hadden werden ze telefonisch gecontacteerd. Oorspronkelijk werden deze kinderen gerekruteerd via het Centrum voor Ontwikkelingsstoornissen en via een bericht op de meest relevante websites in verband met ASS in Vlaanderen. Daarnaast werd, in samenwerking met Sig vzw, een oproepbrief naar alle Centra voor Ambulante Revalidatie over heel Vlaanderen
gestuurd.
Als
laatste
werd
een
oproep
verspreid
naar
de
thuisbegeleidingsdienst Tanderius vzw en enkele scholen voor buitengewoon onderwijs. De controlekinderen werden gerekruteerd via kinderdagverblijven en door een informatiebrief te versturen naar de ouders van kinderen die reeds eerder deelgenomen hadden aan onderzoek rond sociaal-communicatief functioneren of rond rekenvaardigheden. Zoals bij de rekrutering van kinderen met ASS en hun siblings werden ook deze ouders na het ontvangen van de oproepbrief telefonisch gecontacteerd. Ouders die bereid waren om mee te werken werden geïnformeerd over het verloop en de doelstellingen van het onderzoek. Hun medewerking werd schriftelijk vastgelegd aan de hand van een informed consent waarin ze de toestemming gaven om gedurende drie jaar mee te werken aan het onderzoek. Deelname aan het onderzoek gebeurde op vrijwillige basis. Er werd een kleine beloning voorzien voor
19
elk kind in de vorm van een doosje met daarin enkele snoepjes en stoepkrijt. De ouders konden op eender welk moment beslissen om uit het onderzoek te stappen. Alle deelnemers werden getest in een prikkelarme ruimte aan een tafeltje aangepast aan de leeftijd van het kind. De meerderheid van de onderzoeken vond plaats aan de Faculteit Psychologische en Pedagogische Wetenschappen (FPPW) van de Universiteit Gent. Enkelen werden onderzocht in een Centrum voor Ambulante Revalidatie of in de thuissituatie, eveneens in een prikkelarme ruimte.
2.2 Meetinstrumenten en vragenlijsten Dit onderzoek focust zich op de sociaal-communicatieve vaardigheden van siblings van kinderen met ASS. Om deze vaardigheden na te gaan werd gebruik gemaakt van de SRS, de CCC-2-NL, en de ADOS-G.
2.2.1 SRS
De Social Responsiveness Scale (SRS) (Constantino et al., 2003, vertaling naar het Nederlands door Roeyers & Thys, 2007) is een vragenlijst bestaande uit 65 items die verschillende dimensies van interpersoonlijk gedrag, communicatie en repetitief of stereotiep gedrag bevragen. De items meten de volledige range van de ernst waarin autistische symptomen kunnen voorkomen. De items kunnen onderverdeeld worden in vijf subschalen: (a) Sociaal bewustzijn, (b) Sociale cognitie, (c) Sociale communicatie, (d) Sociale motivatie en (e) Autistische preoccupaties. Het instrument wordt ingevuld door de ouder(s) en dit duurt zo’n 15 tot 20 minuten (Constantino et al., 2003). De items worden gescoord op een vierpuntenschaal (0= niet waar, 1= soms waar, 2= vaak waar, 3= bijna altijd waar). De ruwe scores worden aan de hand van Vlaamse normtabellen omgezet in T-scores die een gemiddelde hebben van 50 en een standaarddeviatie van 10. De totaalscore geeft een beeld van de ernst van de sociale beperkingen binnen het autismespectrum. Een hoge score op de SRS wijst op meer sociale problemen. Een score hoger dan 76 wijst op ernstige 20
tekortkomingen in de sociale responsiviteit. Daarnaast kan een ruwe totaalscore van 51 punten of hoger beschouwd worden als een screeningsfactor voor ASS. In de handleiding legt men de nadruk op het gebruik van de SRS totaalscore in het kader van screening en diagnose. Het isoleren van de verschillende subschalen kan tot misleidende resultaten leiden (Constantino et al., 2003). De SRS mag beschouwd worden als een valide instrument voor de assessment van klinisch significante autistische kenmerken (Constantino et al., 2003).
2.2.2 CCC-2-NL De Children’s Communication Checklist – Second Edition (CCC-2) (Bishop, 2003; vertaling naar het Nederlands door Geurts (CCC-2-NL), 2007) is een instrument dat gebruikt wordt om zicht te krijgen op de communicatieve vaardigheden bij kinderen van 4 tot 15 jaar. Het doel van de CCC-2-NL is drieledig: ten eerst wil men aan de hand van deze checklist kinderen screenen waarbij er een vermoeden van spraak- of taalmoeilijkheden is. Daarnaast wil men pragmatische problemen identificeren bij kinderen met communicatieproblemen. Tot slot is de CCC-2-NL een instrument om kinderen te identificeren die verder onderzocht moeten worden met betrekking tot ASS. Het invullen van de CCC-2-NL duurt 10 tot 20 minuten (Geurts, 2007) en gebeurde in dit onderzoek door de ouder. De CCC-2-NL bestaat uit 70 meerkeuzevragen die onderverdeeld zijn in tien schalen: (a) Spraakproductie, (b) Syntax, (c) Semantiek, (d) Coherentie, (e) Ongepaste Initiatie, (f) Stereotiepe taal, (g) Gebruik van context, (h) Niet-verbale communicatie, (i) Sociale relaties en (j) Interesses (Volden & Philips, 2010). Elke vraag wordt gescoord op een vierpuntenschaal (0= minder dan eens per week of nooit, 1= minstens eens per week, maar niet elke dag, 2= één of twee keer per dag en 3= meer dan twee keer per dag of altijd). Naast deze schaalscores worden drie samengestelde scores berekend: de Algemene Communicatie Score (ACS), de Sociale Interactie Score (SIS) en de Pragmatiekscore. Een ACS vanaf 104 wijst op algemene communicatieproblemen. Een Pragmatiekscore vanaf 53 duidt op pragmatische problemen. De SIS is een 21
verschilscore die enkel geïnterpreteerd wordt indien de ACS 104 of meer is. De SIS dient om een onderscheid te maken tussen kinderen met meer structurele dan pragmatische problemen en omgekeerd. Een SIS van -10 of lager wijst op meer structurele dan pragmatische problemen. Een SIS van 10 of hoger wijst op meer pragmatische dan structurele problemen. Een hoge ACS en een hoge SIS zijn indicatief voor ASS (Geurts, 2007). De CCC-2-NL beschikt over recente Nederlandse normen en de COTAN-beoordeling (2007) wijst op een goede kwaliteit van het testmateriaal en de handleiding. Zowel de normen als de betrouwbaarheid zijn voldoende, de beoordeling voor de begripsvaliditeit en criteriumvaliditeit is onvoldoende (Evers, Braak, Frima & VlietMulder, 2009-2011).
2.2.3 ADOS-G De Autism Diagnostic Observation Schedule – Generic (ADOS-G) (Lord, Rutter, DiLavore & Risi, 1999, vertaling naar het Nederlands door de Bildt & de Jonge, 2008) is een semi-gestructureerd, gestandaardiseerd instrument voor de assessment van communicatie, sociale interactie, spel en verbeelding dat oorspronkelijk ontwikkeld werd voor personen met een vermoeden van ASS. Sociaal-communicatieve initiatieven en responsen worden uitgelokt door een onderzoeker die hiervoor gestructureerde activiteiten en materialen gebruikt (Lord et al., 2000b). De ADOS-G bestaat uit vier modules, die gebaseerd zijn op het ontwikkelingsniveau en de expressieve taalvaardigheden van het kind/de jongere/de volwassene. Module 1 richt zich op kinderen die preverbaal zijn of hooguit losse woordjes gebruiken. Module 2 focust zich op kinderen met een expressief taalniveau waarbij korte zinnetjes worden gebruikt, maar bij wie er nog geen sprake is van vloeiend taalgebruik. De derde module richt zich op kinderen en adolescenten waarbij een vloeiend taalgebruik verondersteld wordt. De laatste module wordt gebruikt bij adolescenten en volwassenen die over een vloeiend taalgebruik beschikken (Lord et al., 2000b). In dit onderzoek werd gebruik gemaakt van Module 2, die bestaat uit 14 taken met 28 bijhorende scores. Het afnemen van deze module gebeurde door een getrainde onderzoeker en duurde 30 tot 45 minuten. De scoring van de ADOS-G gebeurde na 22
de afname op basis van een video-opname. De meeste scores variëren van 0 (niet abnormaal) tot 2 of 3 (sterk afwijkend, abnormaal). De scoring gebeurt op basis van kwantitatieve en kwalitatieve aspecten en geeft een indicatie van de klinische impact en de ernst van de problemen (De Groote, Roeyers, & Warreyn, 2006). De scores zijn ingedeeld in vijf domeinen: (a) Taal en communicatie, (b) Wederkerige sociale interactie, (c) Spel, (d) Stereotiepe gedragingen en beperkte interesses en (e) Overige afwijkende gedragingen (Lord et al., 2000b). De scoring van de ADOS kan verlopen volgens een oud of een nieuw algoritme (Gotham, Risi, Pickles & Lord, 2007). Aangezien het nieuwe algoritme nog niet frequent gebruikt wordt in de klinische praktijk, gebeurde de scoring in het kader van dit onderzoek volgens het oude algoritme. De ADOS werd enkel afgenomen van de siblings en van de kinderen met ASS. Wat de validiteit en de betrouwbaarheid betreft, blijkt uit het onderzoek van Lord et al. (2000b) dat deze goed tot zeer goed zijn zowel op itemniveau als op vlak van de schaalscores en de totaalscore.
2.3 Procedure De ouder(s) en het kind werden voor een eerste sessie gezien op de FPPW, in de thuissituatie of in een Centrum voor Ambulante Revalidatie. Aangekomen in de onderzoeksruimte kreeg het kind even de tijd om te wennen aan de omgeving terwijl de ouder(s) geïnformeerd werd(en) over het verloop van de onderzoekssessie. Daarnaast werd hen gevraagd om gedurende het onderzoek enkele vragenlijsten in te vullen die peilen naar de sociaal-communicatieve vaardigheden van hun zoon of dochter. Het onderzoekslokaal, gelegen op de vierde verdieping van de FPPW, is een prikkelarme ruimte waarin zwarte gordijnen de muren en het raam verbergen. Op dit gordijn waren vier afbeeldingen van Winnie The Pooh (Winnie the Pooh ® 40x50 cm) bevestigd. Achteraan de ruimte was een tafel voorzien met twee stoelen waaraan de ouder(s) kon(den) plaatsnemen om de vragenlijsten in te vullen en het onderzoek mee te volgen. Naast de tafel stond een statief opgesteld waarop een camera bevestigd was die niet functioneel was tijdens dit onderzoek. In twee overstaande hoeken was aan het plafond opnameapparatuur voorzien om het 23
onderzoek audiovisueel te registreren. In het midden van het onderzoekslokaal lag een kleurrijke speelmat en stond een tafeltje op kindermaat waaraan het onderzoek uitgevoerd werd. In de ene hoek van het lokaal stond een tafel waarop materiaal van de onderzoeker gelegd werd zoals het dossier van het kind, schrijfgerei, de beloning voor het kind en scoringsformulieren voor het onderzoek. In de andere hoek bevond zich een bureaustoel en een tafeltje waarop de volgende zaken terug te vinden waren: een monitor, papier en een mand voorzien met extra speelgoed. Naast de tafel stond een tussenwand waarachter een deel van het onderzoeksmateriaal bewaard werd. Nadat de ouder(s) ingelicht werd(en) en de eerste kennismaking met het kind voltrokken was, namen het kind en de onderzoeker plaats aan het tafeltje. Het kind zat met de rug naar de ouder(s) toe, de onderzoeker nam plaats recht tegenover het kind. Het onderzoek ging van start met de afname van de WPPSI-IIINL (Wechsler, 2002). Daarna kreeg het kind een fruitsapje en een koekje om even te pauzeren. Na deze korte onderbreking werd de ADOS-G (Lord et al., 1999) afgenomen. In het kader van het ruimer onderzoek naar rekenvaardigheden werden ook nog twee rekentaken afgenomen. De resultaten hiervan werden echter niet opgenomen in deze studie. Ieder onderzoek startte met de afname van de WPPSI-IIINL (Wechsler, 2002), maar afhankelijk van de taakspanning van het kind kon de volgorde van de andere taken gewijzigd worden.
2.4 Data-analyse Een Kolmogorov-Smirnov test toonde aan dat een substantieel deel van de variabelen niet normaal verdeeld was. Om die reden werd ervoor gekozen om alle hypothesen non-parametrisch te toetsen. Om na te gaan welke verschillen er zijn op sociaal-communicatief gebied tussen de verschillende groepen, werd eerst en vooral een Kruskal Wallis test uitgevoerd om de verschillen tussen de drie groepen na te gaan op de SRS en de CCC-2-NL. Voor alle items die resulteerden in een significante p-waarde op de Kruskal Wallis test, werd een Mann-Whitney U test uitgevoerd om groepsvergelijkingen te maken tussen telkens twee groepen (Controlekinderen – Kinderen met ASS; Controlekinderen – Siblings; Siblings – Kinderen met ASS). Aangezien de verhouding tussen jongens en 24
meisjes significant verschilde tussen de groepen ( ² = 14.904, p < .01) werd ook telkens een afzonderlijke groepsvergelijking uitgevoerd voor beide geslachten. De ADOS werd enkel gebruikt in de vergelijking tussen kinderen met ASS en siblings aangezien er geen ADOS afgenomen werd bij de controlekinderen. Om de verschillen tussen de kinderen met ASS en de siblings na te gaan werd er eveneens een Mann-Withney U test uitgevoerd. Binnen de groepen werden de sterke en zwakke subschalen van de SRS en de CCC-2-NL nagegaan. Hiervoor werd eerst een Friedman test uitgevoerd om over de verschillende subschalen en totaalscores heen te toetsen. Indien deze test significant was, werden Wilcoxon analyses uitgevoerd om na te gaan welke subschalen sterker of zwakker scoorden. Tot slot werden Spearman correlatiecoëfficiënten berekend om de samenhang tussen de subschalen van de SRS en de CCC-2-NL na te gaan. Correlaties werden ook berekend om de samenhang tussen de subschalen van de SRS en de CCC-2-NL met de ADOS na te gaan. De gemiddelde waarden in de resultaten zijn puur informatief bedoeld, om interpretatie van de testresultaten te vergemakkelijken. In deze Masterproef wordt in detail ingegaan op sociaal-communicatieve vaardigheden. Voor het verband met IQ kan de geassocieerde Masterproef van Phaedra Vervaecke geraadpleegd worden.
25
3 RESULTATEN 3.1 SRS 3.1.1 Screening
Bij de controlekinderen scoren alle kinderen negatief op de screeningsfactor. Van de kinderen met ASS scoren 36 kinderen (87.80%) positief, 3 kinderen (7.32%) negatief en zijn er van 2 kinderen (4.88%) ontbrekende gegevens. Van de 18 siblings scoren er 15 (83.33%) negatief en 3 (16.67%) positief op de screeningsfactor van de SRS. Wat deze screeningsfactor betreft zien we een significant verschil tussen de drie groepen (² = 79.69, p < .001). Voor jongens en meisjes afzonderlijk is dit eveneens het geval.
3.1.2 Tussen de groepen Om de verschillen tussen de drie groepen na te gaan werd er eerst en vooral een Kruskal Wallis test uitgevoerd. Hieruit blijkt dat de drie groepen significant van elkaar verschillen op alle subtesten en op de totaalscore van de SRS (Zie Tabel 2). De 26
analyses voor jongens en meisjes afzonderlijk leveren gelijkaardige resultaten op, namelijk de totaalscore en de subschalen verschillen significant voor de drie groepen. Vervolgens werd een Mann-Whitney U analyse uitgevoerd om de verschillen tussen controlekinderen en kinderen met ASS na te gaan. Controlekinderen halen gemiddeld een significant lagere totaalscore op de SRS dan kinderen met ASS (Controlekinderen: M = 47.73, SD = 5.54; Kinderen met ASS: M = 84.13, SD = 19.05; Mann-Whitney U = 11.000, p < .001). Dit wordt bevestigd voor de afzonderlijke subschalen (Zie Tabel 2) en in geslachtsgebonden analyses. Deze analyse werd eveneens uitgevoerd om de verschillen tussen controlekinderen en siblings na te gaan. Hieruit blijkt dat er geen significant verschil is op de totaalscore (Mann-Whitney U = 326.000, p = ns) van de SRS tussen beide groepen. Wat de subschalen betreft is er enkel een significant verschil voor het onderdeel Sociale Motivatie, waarbij siblings gemiddeld een hogere score halen (Siblings: M = 55.00, SD = 13.67; Controlekinderen: M = 47.18, SD = 7.60; Mann-Whitney U = 261.000, p < .05). Bij de afzonderlijke analyses per geslacht worden geen significante verschillen tussen beide groepen teruggevonden. Bij de vergelijking tussen siblings en kinderen met ASS blijkt dat er een significant verschil is op zowel de totaalscore (Kinderen met ASS: M = 84.13, SD = 19.05; Siblings: M = 52.72, SD = 11.20; Mann-Whitney U = 48.000, p < .001) als alle afzonderlijke subschalen (Zie Tabel 2) van de SRS. Dit wordt grotendeels bevestigd in geslachtsgebonden analyses.
3.1.3 Binnen de groepen Binnen de groep van de controlekinderen toont de Friedman test aan dat er een significant verschil is tussen de scores op de subschalen van de SRS ( ² = 20.397, p < .001). De Wilcoxon test geeft aan dat de subschaal Sociaal Bewustzijn significant verschilt van alle andere subschalen (Sociale Cognitie: Z = -3.920, p < .001; Sociale Communicatie: Z = -2.744, p < .01; Sociale Motivatie: Z = -2.575, p < .05; Autistische Preoccupaties: Z = -3.091, p < .01). 27
Bij de kinderen met ASS toont een gelijkaardige analyse eveneens aan dat er een significant verschil is tussen de scores op de subschalen van de SRS ( ² = 30.466, p < .001). De subschaal Autistische Preoccupaties is significant verschillend van de subschalen Sociaal Bewustzijn (Z = -4.330, p < .001), Sociale Communicatie (Z = 3.208, p < .001) en Sociale Motivatie (Z = -4.019, p < .001). De subschaal Sociaal Bewustzijn verschilt significant van alle subschalen behalve de subschaal Sociale Motivatie (Z = -.868, p = ns). De subschaal Sociale Motivatie is significant verschillend van de subschalen Sociale Cognitie (Z = -2.771, p < .01), Sociale Communicatie (Z = -2.808, p < .01) en Autistische Preoccupaties (Z = -4.019, p < .001). Binnen de groep van de siblings toont de Friedman test aan dat er geen significante verschillen zijn tussen de scores op de subschalen van de SRS ( ² = 4.366, p = ns).
28
Tabel 2 Groepsvergelijkingen SRS Groepsgemiddelde M (SD)
Mean Rank
Mann-Whitney U
Kruskal Wallis ²
CK
Sociaal bewustzijn Sociale cognitie Sociale communicatie Sociale motivatie
35.00 31.46 31.90 32.74
ASS
76.55 81.45 80.26 74.38
Siblings
38.47 36.72 38.19 48.81
CK
ASS
51.33 (7.76)
a
46.69 (5.82)
b
47.93 (5.82)
b
47.18 (7.60)
b b
Autistische preoccupaties
30.27
81.67
39.22
47.24 (4.48)
Totale score
30.49
81.49
39.06
47.73 (5.54)
Siblings
Overall
CK-ASS
CK-
ASS-
siblings
siblings
69.26 (10.92)
b,c
52.94 (8.77)
45.576***
170.000***
370.000
81.500***
80.97 (17.47)
d,f
49.83 (9.11)
65.399***
26.500***
354.000
34.000***
78.77 (18.50)
b,d,f
51.50 (10.49)
60.383***
43.500***
357.000
63.500***
72.77 (20.50)
b,e
55.00 (13.67)
41.747***
177.500***
261.000*
158.500**
85.95 (20.82)
a,d,f
52.06 (11.14)
67.299***
10.000***
317.000
42.000***
52.72 (11.20)
66.000***
11.000***
326.000
48.000***
84.13 (19.05)
Noot: * = p < .05; ** = p < .01, *** = p < .001; CK = controlekinderen; ASS = kinderen met ASS; a > b, c < d, e < f met p < .05
Tabel 3 Beschrijvende gegevens CCC-2-NL Geen indicatie voor algemene
Indicatie voor algemene
Indicatie voor pragmatische
Missing
communicatieproblemen
communicatieproblemen
taalproblemen
(ACS ≤ 104)
(ACS > 104)
(Pragmatiekscore > 53)
Controlekinderen
45 (100%)
0
1 (2.22%)
0
Kinderen met ASS
13 (31.71%)
21 (51.22%)
23 (56.10%)
7 (17.07%)
Siblings
17 (94.44%)
1 (5.56%)
2 (11.11%)
0
29
3.2 CCC-2-NL 3.2.1 Tussen de groepen Tabel 3 geeft een overzicht van de scores op de Algemene Communicatie Score en de Pragmatiekscore voor de verschillende groepen. De Kruskal Wallis test tussen de drie groepen wijst op significante verschillen op alle totaalscores en subschalen van de CCC-2-NL (Zie Tabel 4). Bij de geslachtsgebonden analyses worden deze resultaten grotendeels bevestigd. Bij de vergelijking van de resultaten tussen de controlegroep en de ASS-groep worden
significante
groepsverschillen
teruggevonden,
zowel
voor
de
drie
totaalscores (Algemene Communicatie: Controlegroep: M = 70.64, SD = 14.67; ASSgroep: M = 108.71, SD = 13.16; Mann-Whitney U = 29.000, p < .001; Sociale Interactie: Controlegroep: M = -2.73, SD = 6.14; ASS-groep: M = 5.03, SD = 9.62; Mann-Whitney U = 381.000, p < .001; Pragmatiek: Controlegroep: M = 35.62, SD = 8.17; ASS-groep: M = 58.53, SD = 8.95; Mann-Whitney U = 25.000, p < .001) als voor de afzonderlijke subschalen (Zie Tabel 4). In de analyses volgens geslacht worden deze bevindingen grotendeels bevestigd. De vergelijking tussen controlekinderen en siblings wijst op een significant verschil tussen beide groepen voor de totaalscore Sociale Interactie (Siblings: M = -8.28, SD = 8.07; Controlekinderen: M = -2.73, SD = 6.14; Mann-Whitney U = 221.500, p < .01) en de subschaal Syntax (Siblings: M = 11.06, SD = 2.98; Controlekinderen: M = 8.87, SD = 2.67; Mann-Whitney U = 224.000, p < .01). In de geslachtsgebonden analyses wordt dit enkel bevestigd voor de jongens uit beide groepen. Bij de derde groepsvergelijking werden kinderen met ASS vergeleken met siblings. Uit deze analyse blijkt dat er significante verschillen zijn tussen beide groepen voor alle totaalscores (Algemene Communicatie: Siblings: M = 76.39, SD = 20.17; ASSgroep: M = 108.71, SD = 13.16; Mann-Whitney U = 52.000, p < .001; Sociale Interactie: Siblings: M = -8.28, SD = 8.07; ASS-groep: M = 5.03, SD = 9.62; MannWhitney U = 91.000, p < .001; Pragmatiek: Siblings: M = 36.50, SD = 13.38; ASSgroep: M = 58.53, SD = 8.95; Mann-Whitney U = 57.500, p < .001) en alle 30
subschalen (Zie Tabel 4), met uitzondering van Spraakproductie (Mann-Whitney U = 220.000, p = ns). In geslachtsgebonden analyses wordt dit grotendeels bevestigd.
3.2.2 Binnen de groepen De Friedman test wijst op significante verschillen tussen de subschalen van de CCC2-NL bij de controlekinderen (² = 17.303, p < .05). De Wilcoxon analyses tonen aan dat de subschaal Spraakproductie significant verschilt van de subschalen Syntax (Z = -2.089, p < .05), Stereotiepe Taal (Z = -2.824, p < .01), Niet-verbale Communicatie (Z = -3.520, p < .001) en Interesses (Z = -2.885, p < .01). De subschaal Niet-verbale Communicatie
wijkt
eveneens
significant
af
van
een
aantal
subschalen
(Spraakproductie: Z = -3.520, p < .001; Syntax: Z = -2.301, p < .05; Semantiek: Z = 2.050, p < .05; Ongepaste Initiatie: Z = -2.111, p < .05; Gebruik van Context: Z = 2.102, p < .05; Sociale Relaties: Z = -2.019, p < .05). Ook de subschaal Interesses verschilt significant van de subschalen Semantiek (Z = -2.126, p < .05) en Spraakproductie (Z = -2.885, p < .01). Bij de kinderen met ASS toont de Friedman test significante verschillen aan tussen de subschalen van de CCC-2-NL (² = 42.606, p < .001). De Wilcoxon test rapporteert dat de subschaal Sociale Relaties significant verschillend is van een aantal subschalen (Interesses: Z = -2.347, p < .05; Ongepaste Initiatie: Z = -2.243, p < .05; Coherentie: Z = -2.063, p < .05; Semantiek: Z = -3.209, p < .01; Syntax: Z = 2.509, p < .05; Spraakproductie: Z = -2.957, p < .01). Daarnaast zijn de scores op de subschaal Niet-verbale Communicatie significant verschillend van de scores op de subschalen Spraakproductie (Z = -3.027, p < .01), Syntax (Z = -2.734, p < .01), Semantiek (Z = -3.435, p < .01), Ongepaste Initiatie (Z = -2.529, p < .05) en Interesses (Z = -2.106, p < .05). Ook de subschaal Semantiek is significant verschillend van een aantal subschalen (Coherentie: Z = -3.419, p < .01; Stereotiepe Taal: Z = -3.594, p < .001; Gebruik van Context: Z = -3.697, p < .001; Niet-verbale Communicatie: Z = -3.435, p < .01; Sociale Relaties: Z = -3.209, p < .01; Interesses: Z = -2.431, p < .05).
31
Tabel 4 Groepsvergelijkingen CCC-2-NL Groepsgemiddelde M (SD)
Mean Rank
Mann-Whitney U
Kruskal Wallis ²
CK
ASS
Siblings
CK
ASS
Siblings
Overall
CK-ASS
CK-siblings
ASSsiblings
Spraakproductie Syntax Semantiek Coherentie Ongepaste initiatie Stereotiepe taal Gebruik van context Niet-verbale communicatie Sociale relaties
39.96 33.28 36.23 34.13 34.01 32.93 33.56 33.50 35.13
61.47 67.68 66.96 75.40 75.21 77.12 77.25 76.44 75.21
48.06 53.03 47.00 36.31 36.97 36.06 34.25 35.92 34.17
9.69 (2.56)a,d,f 8.87 (2.67)
b,d
9.13 (3.50)
d,f
8.78 (2.46) 8.82 (2.86)
d b
8.42 (2.45) 8.96 (2.62)
d
8.02 (2.65)
b,c
8.89 (2.65)
d b,e
12.35 (3.52)b,c,g 12.94 (3.11)
b,c,i
12.71 (2.15)
b,c,e
13.97 (2.15)
b,f,h
13.74 (2.02)
b,c
14.21 (2.13)
f,h,j
14.21 (1.67)
f,h,j
14.59 (2.57)
d,f,h,j
14.79 (2.84)
a,f,h,j
13.88 (1.90)
b,c,f,h
10.61 (3.03)f,h
11.648**
427.000**
336.000
220.000
11.06 (2.98)
a,h
29.671***
238.500***
224.000**
197.500*
10.72 (2.68)
d,h
23.634***
293.000***
302.500
167.500**
8.94 (3.77)
b,c,e,h
46.639***
99.000***
402.000
74.500***
9.06 (3.47)
b,c,h
45.887***
114.000***
381.500
66.000***
8.83 (2.96)
b,c,e,h
53.336***
63.000***
384.000
52.000***
8.83 (3.52)
b,c,e
53.421***
61.500***
396.500
49.000***
8.50 (3.81)
b,c,e
50.427***
74.500***
398.000
63.500***
8.83 (3.67)
b
46.475***
112.000***
376.000
68.000***
6.56 (3.79)
b,c,e,g
58.222***
55.000***
314.500
18.500***
Interesses
35.23
78.34
28.00
8.07 (2.66)
Algemene communicatie
30.99
78.12
39.03
70.64 (14.67)
108.71 (13.16)
76.39 (20.17)
57.104***
29.000***
330.500
52.000***
Sociale interactie
44.54
66.62
26.86
-2.73 (6.14)
5.03 (9.62)
-8.28 (8.07)
25.636***
381.000***
221.500**
91.000***
Pragmatiek
32.98
78.07
34.14
35.62 (8.17)
58.53 (8.95)
36.50 (13.38)
55.936***
25.000***
386.000
57.500***
Noot: * = p < .05; ** = p < .01, *** = p < .001; CK = controlekinderen; ASS = kinderen met ASS; a > b, c < d, e < f, g < h, i < j met p < .05
32
Binnen de groep van de kinderen met ASS zien we ook nog dat de subschaal Spraakproductie significant verschillend is van de subschalen Coherentie (Z = 2.587, p < .05), Stereotiepe Taal (Z = -2.547, p < .05), Gebruik van Context (Z = 2.765, p < .01), Niet-verbale Communicatie (Z = -3.027, p < .01), Sociale Relaties (Z = -2.957, p < .01) en Interesses (Z = -1.968, p < .05). De scores op de subschaal Syntax wijken significant af van de scores op de subschalen Stereotiepe Taal (Z = 2.100, p < .05), Gebruik van Context (Z = -1.988, p < .05), Niet-verbale Communicatie (Z = -2.734, p < .01) en Sociale Relaties (Z = -2.509, p < .05). De Friedman test bij de siblings wijst eveneens op significante verschillen tussen de subschalen van de CCC-2-NL (² = 32.178, p < .001). De subschaal Syntax wijkt significant af van alle subschalen, behalve van de subschalen Spraakproductie (Z = .853, p = ns) en Semantiek (Z = -.853, p = ns). De subschaal Semantiek verschilt eveneens significant van een aantal subschalen (Coherentie: Z = -2.142, p < .05; Ongepaste Initiatie: Z = -1.975, p < .05; Stereotiepe Taal: Z = -2.284, p < .05; Gebruik van Context: Z = -2.129, p < .05; Niet-verbale Communicatie: Z = -2.465, p < .05; Interesses: Z = -3.297, p < .01). Daarnaast verschilt de subschaal Spraakproductie significant van de subschalen Coherentie (Z = -2.154, p < .05), Stereotiepe Taal (Z = -2.382, p < .05), Gebruik van Context (Z = -2.103, p < .05), Niet-verbale Communicatie (Z = -2.125, p < .05) en Interesses (Z = -3.035, p < .01). Ook de subschaal Interesses wijkt significant af van de meerderheid van de subschalen (Spraakproductie: Z = -3.035, p < .01; Syntax: Z = -2.995, p < .01; Semantiek: Z = -3.297, p < .01; Coherentie: Z = -2.142, p < .05; Ongepaste Initiatie: Z = -2.569, p < .05; Stereotiepe Taal: Z = -2.161, p < .05). In de geslachtsgebonden analyses worden deze bevindingen grotendeels bevestigd voor de drie groepen.
3.3 ADOS Voor de ADOS werd enkel de vergelijking gemaakt tussen kinderen met ASS en siblings, aangezien er van de controlekinderen geen ADOS werd afgenomen. Uit die groepsvergelijking blijkt dat er een significant verschil is tussen beide groepen op alle totaalscores van de ADOS (Taal en Communicatie: Kinderen met ASS: M = 2.90, SD = 2.09; Siblings: M = 1.17, SD = 1.20; Mann-Whitney U = 167.500, p < .01;
33
Wederkerige Sociale Interactie: Kinderen met ASS: M = 4.80, SD = 3.30; Siblings: M = 1.33, SD = 1.46; Mann-Whitney U = 116.500, p < .001; Taal en Communicatie + Wederkerige Sociale Interactie: Kinderen met ASS: M = 7.70, SD = 5.09; Siblings: M = 2.50, SD = 2.41; Mann-Whitney U = 117.500, p < .001; Spel: Kinderen met ASS: M = .93, SD = .69; Siblings: M = .11, SD = .32; Mann-Whitney U = 131.000, p < .001; Stereotiepe gedragingen en interesses: Kinderen met ASS: M = .98, SD = 1.21; Siblings: M = .28, SD = .67; Mann-Whitney U = 212.000, p < .01). Tabel 5 geeft voorgaande resultaten weer. Geslachtsgebonden analyses leveren grotendeels dezelfde resultaten op. Van de kinderen met ASS zijn er 23 (56.10%) die volgens het algoritme van de ADOS niet binnen het autismespectrum scoren, 9 kinderen (21.95%) scoren binnen het spectrum en 8 (19.51%) halen de cut-off voor autisme. Bij de siblings haalt 1 kind (5.56%) de cut-off voor het autismespectrum, 17 kinderen (94.44%) scoren niet binnen het spectrum. Beide groepen verschillen significant van elkaar wat classificatie betreft (Zie Tabel 6). Tabel 5 Groepsvergelijking ADOS tussen kinderen met ASS en siblings Mean Rank
ASS
Siblings
Taal en communicatie
34.31
Wederkerige sociale interactie
Groepsgemiddelde
Mann-
M (SD)
Whitney U
ASS
Siblings
18.81
2.90 (2.09)
1.17 (1.20)
167.500**
35.59
15.97
4.80 (3.30)
1.33 (1.46)
116.500***
Communicatie + interactie
35.56
16.03
7.70 (5.09)
2.50 (2.41)
117.500***
Spel
35.23
16.78
.93 (.69)
.11 (.32)
131.000***
Stereotiepe gedragingen en interesses
33.20
21.28
.98 (1.21)
.28 (.67)
212.000**
Noot: * = p < .05; ** = p < .01, *** = p < .001; ASS = Kinderen met ASS; / = niet berekend wegens ordinaal meetniveau
Tabel 6 Classificatie ADOS 0 (geen ASS)
1 (ASS)
2 (Autisme)
Missing
Kinderen met ASS
23 (56.10%)
9 (21.95%)
8 (19.51%)
1 (2.44%)
Siblings
17 (94.44%)
1 (5.56%)
0 (0%)
0 (0%)
² 8.124*
Noot: * = p < .05
34
3.4 Samenhang SRS – CCC-2-NL Zowel voor de controlekinderen, de kinderen met ASS als de siblings wordt een significant positief verband gevonden tussen de totaalscore van de SRS en de Algemene Communicatie Score van de CCC-2-NL (Controlekinderen: ρ = .640, p < .001; Kinderen met ASS: ρ = .728, p < .001; Siblings: ρ = .526, p < .05) en de Pragmatiekscore (Controlekinderen: ρ = .579, p < .001; Kinderen met ASS: ρ = .683, p < .001; Siblings: ρ = .520, p < .05). Een gedetailleerde weergave van de samenhang van de verschillende subschalen en geslachtsgebonden correlaties bevindt zich in Tabellen 7 en 8. De geslachtsgebonden correlaties tonen immers aan dat er verschillen zijn tussen jongens en meisjes.
Tabel 7 Correlatiecoëfficiënten binnen de groepen tussen SRS en CCC-2-NL SRS TS
SB
SC
S Co
SM
AP
Spraakproductie
.356*
.291
.312*
.243
.262
.283
Syntax
.516***
.267
.550***
.306*
.367*
.260
Semantiek
.399**
.237
.279
.421**
.391**
.414**
Coherentie
.452**
.133
.224
.396**
.511***
.342*
Ongepaste initiatie
.506***
.336*
.272
.430**
.273
.538***
Stereotiepe taal
.253
.148
.267
.129
.368*
-.071
Gebruik van context
.472**
.203
.264
.359*
.456**
.213
Niet-verbale communicatie
.485**
.221
.288
.417**
.530***
.506***
Sociale relaties
.444**
.166
.279
.368*
.475**
.324*
Interesses
.336*
.054
.262
.354*
.390**
.495**
Algemene communicatie
.640***
.332*
.457**
.501***
.598**
.465**
Pragmatiek
.579***
.384**
.392**
.465**
.518***
.429**
Spraakproductie
.318
.368*
.294
.333
.315
.217
Syntax
.436*
.368*
.409*
.419*
.321
.474**
Semantiek
.517**
.420*
.524**
.555**
.286
.449**
Coherentie
.653***
.574***
.647***
.647***
.417*
.642***
Ongepaste initiatie
.375*
.513**
.442**
.353*
.084
.468**
Stereotiepe taal
.563**
.326
.588***
.577***
.401*
.526**
Gebruik van context
.649***
.337
.697***
.655***
.514**
.531**
CCC-2-NL Controlekinderen
Kinderen met ASS
35
Niet-verbale communicatie
.702***
.423*
.693***
.693***
.500**
.650***
Sociale relaties
.658***
.337
.542**
.638***
.515**
.632***
Interesses
.646***
.320
.602***
.613***
.419*
.747***
Algemene communicatie
.728***
.565***
.738***
.731***
.504**
.684***
Pragmatiek
.683***
.303
.645***
.667***
.559**
.670***
Spraakproductie
.432
.421
.446
.178
.224
.274
Syntax
.320
.384
.250
.125
.471*
.158
Semantiek
.466
.352
.380
.160
.634**
.277
Coherentie
.533*
.453
.463
.268
.658**
.287
Ongepaste initiatie
.418
.464
.407
.190
.397
.510*
Stereotiepe taal
.511*
.564*
.311
.367
.474*
.143
Gebruik van context
.329
.229
.502*
.229
.546*
.057
Niet-verbale communicatie
.408
.355
.569*
.111
.714**
.257
Sociale relaties
.610**
.607**
.365
.667**
.499*
.258
Interesses
.471*
.255
.282
.214
.239
.564*
Algemene communicatie
.526*
.497*
.516*
.225
.689**
.322
Pragmatiek
.520*
.425
.539*
.229
.721**
.278
Siblings
Noot: * = p < .05; ** = p < .01; *** = p < .001; TS = Totale score SRS; SB = Sociaal bewustzijn; SC = Sociale cognitie; SCo = Sociale communicatie; SM = Sociale motivatie; AP = Autistische preoccupaties.
36
Tabel 8 Geslachtsgebonden correlatiecoëfficiënten binnen de groepen tussen SRS en CCC-2-NL TS Controlekinderen
SB
SC
S Co
SM
AP
J
M
J
M
J
M
J
M
J
M
J
M
Spraakproductie
.303
.332
.168
.618*
.334
.175
.185
.314
.172
.388
.312
.208
Syntax
.404*
.680**
.255
.405
.552**
.623**
.163
.461
.076
.822***
.288
.256
Semantiek
.282
.506*
.260
.120
.177
.436
.474**
.314
.231
.719**
.444*
.249
Coherentie
.495**
.445
.140
.057
.259
.300
.523**
.263
.410*
.696**
.448*
.217
Ongepaste initiatie
.459*
.481
.303
.218
.239
.240
.313
.511*
.311
.249
.488**
.599*
Stereotiepe taal
.144
.461
.020
.475
.222
.460
.060
.279
.317
.493
-.064
.020
Gebruik van context
.370*
.619*
.184
.206
.180
.428
.256
.495
.203
.895***
.173
.241
Niet-verbale communicatie
.448*
.505*
.170
.353
.224
.356
.420*
.400
.494**
.579*
.692***
.107
Sociale relaties
.338
.632**
.056
.399
.168
.510*
.265
.491
.392*
.705**
.346
.262
Interesses
.286
.458
-.092
.363
.241
.437
.401*
.278
.458*
.413
.540**
.341
Algemene communicatie
.539**
.705**
.270
.477
.413*
.530*
.454*
.511*
.439*
.882***
.532**
.307
Pragmatiek
.482**
.738**
.354
.485
.379*
.504*
.366
.611*
.402*
.769**
.440*
.378
Spraakproductie
.296
/
.360
/
.343
/
.327
/
.268
/
.189
/
Syntax
.391*
/
.316
/
.397*
/
.386*
/
.281
/
.414*
/
Semantiek
.538**
/
.417*
/
.621***
/
.603***
/
.244
/
.458*
/
Coherentie
.616***
/
.563**
/
.625***
/
.615***
/
.403*
/
.572**
/
Ongepaste initiatie
.338
/
.540**
/
.361*
/
.293
/
.072
/
.423*
/
Stereotiepe taal
.564**
/
.297
/
.545**
/
.573**
/
.426*
/
.509**
/
Gebruik van context
.614***
/
.289
/
.674***
/
.625***
/
.505**
/
.472**
/
Niet-verbale communicatie
.731***
/
.424*
/
.734***
/
.722***
/
.512**
/
.677***
/
Kinderen met ASS
37
Sociale relaties
.601***
/
.259
/
.494***
/
.590**
/
.488**
/
.562**
/
Interesses
.650***
/
.301
/
.568**
/
.602***
/
.453*
/
.728***
/
Algemene communicatie
.694***
/
.525**
/
.739***
/
.705***
/
.458*
/
.641***
/
Pragmatiek
.688***
/
.269
/
.608***
/
.661***
/
.597**
/
.663***
/
/
Siblings Spraakproductie
.595
.319
.234
.567
.595
.073
.418
.034
.257
.231
.569
-.301
Syntax
.556
.200
.408
.298
.445
.144
.243
-.016
.396
.476
.623
-.390
Semantiek
.577
.264
.288
.275
.613
.214
.173
-.118
.725
.591
.587
-.156
Coherentie
.775*
.375
.595
.301
.631
.445
.473
.097
.780*
.545
.734
-.272
Ongepaste initiatie
.901**
.143
.865*
.206
.721
.264
.755*
-.301
.679
.188
.917**
.230
Stereotiepe taal
.382
.578
.600
.590
.145
.516
.450
.207
.546
.358
.306
-.090
Gebruik van context
.775*
.278
.523
.244
.955**
.212
.609
.222
.807*
.443
.771*
-.462
Niet-verbale communicatie
.509
.439
.273
.491
.655
.371
.156
.213
.796*
.738**
.491
-.121
Sociale relaties
.906**
.440
.867*
.401
.571
.419
.865*
.413
.772*
.414
.873*
-.311
Interesses
.321
.502
.357
.241
.179
.409
.072
.226
.273
.092
.273
.748**
Algemene communicatie
.786*
.327
.571
.392
.643
.294
.487
-.005
.800*
.661*
.727
-.243
Pragmatiek
.857*
.391
.679
.348
.679
.488
.631
.018
.891**
.562
.800*
-.180
Noot: * = p < .05; ** = p < .01; *** = p < .001; TS = Totale score; SB = Sociaal bewustzijn; SC = Sociale cognitie; SCo = Sociale communicatie; SM = Sociale motivatie; AP = Autistische preoccupaties; J = jongens; M = meisjes; / = geen correlaties berekend wegens te weinig onderzoekssubjecten.
38
3.5 Samenhang SRS – ADOS Bij de kinderen met ASS zijn er geen significante correlaties gevonden tussen de totaalscores van de ADOS en de subschalen en de totaalscore van de SRS (Zie Tabel 9). Voor de siblinggroep zien we een significant negatief verband tussen de totaalscore Wederkerige Sociale Interactie van de ADOS en de subschaal Sociale Motivatie van de SRS (ρ = -.539, p < .05). Voor beide groepen worden de resultaten grotendeels bevestigd voor zowel de jongens als de meisjes.
3.6 Samenhang CCC-2-NL – ADOS In de ASS-groep vinden we significante positieve correlaties tussen de totaalscore Taal en Communicatie van de ADOS en de subschalen Spraakproductie (ρ = .398, p < .05), Syntax (ρ = .374, p < .05), Semantiek (ρ = .360, p < .05) en de Algemene Communicatie Score (ρ = .379, p < .05) van de CCC-2-NL. De totaalscore Wederkerige Sociale Interactie van de ADOS is positief gecorreleerd met verschillende subschalen (Syntax: ρ = .364, p < .05; Semantiek: ρ = .469, p < .01; Niet-verbale Communicatie: ρ = .353, p < .05) en de totaalscore Algemene Communicatie (ρ = .400, p < .05) van de CCC-2-NL. Er wordt ook een positief significant verband gevonden tussen de totaalscore Communicatie en interactie van de ADOS en de subschalen Spraakproductie (ρ = .352, p < .05), Syntax (ρ = .385, p < .05), Semantiek (ρ = .454, p < .01), Niet-verbale Communicatie (ρ = .341, p < .05) en de totaalscore Algemene Communicatie (ρ = .414, p < .05) van de CCC-2-NL. Voor de siblings vinden we enkel negatieve significante correlaties terug tussen de totaalscore Wederkerige Sociale Interactie van de ADOS en enkele subschalen (Syntax: ρ = -.584, p < .05; Semantiek: ρ = -.520, p < .05; Coherentie: ρ = -.613, p < .01) en de totaalscore Algemene Communicatie (ρ = -.516, p < .05) van de CCC-2NL. Daarnaast zien we een negatief significant verband tussen de totaalscore Communicatie en interactie van de ADOS en de subschaal Semantiek (ρ = -.523, p < 39
.05) van de CCC-2-NL. In Tabel 9 worden alle correlaties tussen de CCC-2-NL en de ADOS weergegeven. Deze resultaten worden voor zowel de siblings als de kinderen met ASS grotendeels bevestigd in geslachtsgebonden analyses.
40
Tabel 9 Correlatiecoëfficiënten binnen de groepen tussen de ADOS en de SRS en de ADOS en de CCC-2-NL ADOS
ADOS
ADOS
ADOS
ADOS
Taal en
Wederkerige
Communicatie
Spel
Stereotiep gedrag
communicatie
Sociale Interactie
en interactie
Sociaal bewustzijn
-.029
.061
.029
.171
-.167
Sociale cognitie
.030
.122
.106
.182
.131
Sociale communicatie
.113
.241
.219
.161
.121
Sociale motivatie
.243
.212
.253
.253
.139
Autistische preoccupaties
.263
.268
.288
.205
.134
Totale score
.170
.224
.245
.234
.104
Spraakproductie
.398*
.307
.352*
.026
-.078
Syntax
.374*
.364*
.385*
.097
.320
Semantiek
.360*
.469**
.454**
.140
.063
Coherentie
.154
.257
.226
.099
-.008
Ongepaste Initiatie
-.121
-.141
-.144
-.035
-.066
Stereotiepe Taal
.007
-.027
.002
-.013
.252
Gebruik van Context
.024
.097
.080
-.126
.012
Niet-verbale Communicatie
.267
.353*
.341*
.112
.119
Sociale relaties
.070
.099
.088
.214
.070
Interesses
-.064
-.052
-.043
.207
.073
Algemene Communicatie Score
.379*
.400*
.414*
.111
.103
Pragmatiekscore
.024
.130
.110
-.061
-.025
Kinderen met ASS SRS
CCC-2-NL
41
Siblings SRS Sociaal bewustzijn
.054
-.096
-.012
.052
.418
Sociale cognitie
.196
-.191
-.041
-.034
.055
Sociale communicatie
.145
-.066
.073
.051
.090
Sociale motivatie
.020
-.539*
-.308
.051
.133
Autistische preoccupaties
-.185
-.136
-.130
.120
.078
Totale score
-.012
-.222
-.119
.086
.138
Spraakproductie
-.159
-.459
-.406
.087
.082
Syntax
.074
-.584*
-.332
-.433
.306
Semantiek
-.346
-.520*
-.523*
-.086
.183
Coherentie
.040
-.613**
-.363
-.189
.170
Ongepaste Initiatie
-.153
-.363
-.229
-.327
.323
Stereotiepe Taal
.089
-.130
.028
-.157
.291
Gebruik van Context
.286
-.279
-.015
-.173
-.044
Niet-verbale Communicatie
.232
-.241
-.005
-.087
.123
Sociale relaties
.262
-.455
-.112
-.247
.345
Interesses
-.360
-.127
-.239
.000
-.331
Algemene communicatiescore
-.023
-.516*
-.308
-.205
.204
Pragmatiekscore
.128
-.465
-.162
-.239
.178
CCC-2-NL
Noot: *= p <.05; ** = p < .01
42
4 DISCUSSIE In deze studie werden de sociaal-communicatieve vaardigheden van siblings van kinderen met ASS vergeleken met controlekinderen en kinderen met ASS rond de leeftijd van 5.5 jaar. Hiertoe werden de SRS, de CCC-2-NL en de ADOS afgenomen, binnen het kader van een ruimer onderzoek naar rekenvaardigheden bij kinderen met ASS en siblings van kinderen met ASS. Er werd nagegaan in welke mate siblings verschillen van kinderen met ASS en controlekinderen op sociaalcommunicatief vlak, hoe de sociale en communicatieve vaardigheden zich ten opzichte van elkaar verhouden en of er in de siblinggroep indicaties terug te vinden zijn voor kenmerken van het BAP.
4.1 Sociaal-communicatief functioneren 4.1.1 Kinderen met ASS 4.1.1.1 SRS Voor de kinderen met ASS was de verwachting dat zij meer problemen zouden vertonen dan controlekinderen en siblings op sociaal gebied. Deze hypothese wordt bevestigd in de resultaten. Kinderen met ASS halen namelijk significant hogere scores op de SRS dan controlekinderen en siblings op zowel de totaalscore als op de afzonderlijke subschalen. Dit betekent dat de alledaagse sociale interactie van kinderen met ASS ernstig verstoord is. Meer specifiek ervaren ze problemen met Sociale Motivatie, Sociaal Bewustzijn, Sociale Cognitie, Sociale Communicatie en Autistische Preoccupaties. Deze bevindingen liggen in de lijn van de verwachtingen aangezien sociale problemen kenmerkend zijn voor ASS (APA, 2000). Dit wordt verder bevestigd door de screeningsfactor van de SRS waarop 36 kinderen met ASS (87.80%) positief scoren. 3 kinderen met ASS (7.32%) scoren negatief op de screeningsfactor van de SRS. Van 2 kinderen met ASS (4.88%) ontbreken deze gegevens. Deze cijfers tonen aan dat de SRS een passend instrument is om de mate van sociale responsiviteit na te gaan. Volgens de handleiding identificeert de SRS
43
namelijk 89.90% van de kinderen met ASS waarbij reeds een diagnose gesteld is (Constantino et al., 2003), wat bevestigd wordt in dit onderzoek. Wanneer we op groepsniveau kijken naar de subschalen van de SRS zien we dat er mogelijks een specifiek profiel aanwezig is bij de kinderen met ASS. Binnen die groep merken we op dat de kinderen met ASS een relatief zwakke score halen op de subschaal Autistische Preoccupaties in vergelijking met de andere subschalen. Daarnaast zien we dat de subschalen Sociaal Bewustzijn en Sociale Motivatie als relatief sterke subschalen beschouwd kunnen worden. Dit betekent dat kinderen met ASS binnen de groep enerzijds relatief veel beperkte en stereotiepe gedragingen en interesses hebben. Dit is een bevestiging van een van de kernsymptomen uit de autistische triade bij personen met ASS (APA, 2000). Anderzijds ervaren kinderen met ASS relatief weinig problemen op het vlak van Sociaal Bewustzijn en Sociale Motivatie in vergelijking met de andere subschalen van de SRS. Om na te gaan of dit specifiek profiel in een ruimere populatie van personen met ASS aanwezig is, is verder onderzoek bij een meer representatieve steekproef aangewezen.
4.1.1.2 CCC-2-NL Wanneer de kinderen met ASS vergeleken worden met de andere twee groepen zien we dat zij significant meer problemen vertonen op communicatief gebied. Bij de vergelijking met controlekinderen verschillen alle totaalscores en subschalen. Bij de vergelijking met siblings is dit eveneens het geval, met uitzondering van de subschaal Spraakproductie. Op de Algemene Communicatie Score halen kinderen met ASS een gemiddelde score hoger dan 104. Dit suggereert dat er bij de kinderen met ASS sprake is van communicatieproblemen en dat het bijgevolg zinvol is om de Sociale Interactie Score te interpreteren. De gemiddelde Pragmatiekscore, die hoger is dan 53, suggereert dat kinderen met ASS moeilijkheden ervaren met pragmatische aspecten van de taal. Deze resultaten liggen in de lijn van de verwachtingen aangezien communicatieve problemen deel uitmaken van de autistische triade (APA, 2000). De gemiddelde Sociale Interactie Score is positief maar valt binnen de normale grenzen. Dit betekent dat er geen aanwijzingen zijn voor meer structurele dan pragmatische taalproblemen of omgekeerd. In de literatuur komt wel naar voor
44
dat communicatieve problemen bij kinderen met ASS vooral van pragmatische aard zijn (Landa, 2000; Ozonoff & Miller, 1996; Ramberg et al. 1996).
Wanneer de subschalen gedetailleerd worden geanalyseerd dan zien we zowel op de subschalen die structurele taalproblemen (Spraakproductie, Syntax, Semantiek en Coherentie) nagaan als op de subschalen die pragmatische taalproblemen (Ongepaste Initiatie, Stereotiepe Taal, Gebruik van Context en Niet-verbale Communicatie) nagaan dat kinderen met ASS significant hogere scores halen dan siblings en controlekinderen. Bij de siblings is er een uitzondering. Er wordt namelijk geen significant verschil teruggevonden tussen siblings en kinderen met ASS voor de subschaal Spraakproductie. Deze uitzondering kan verklaard worden door het feit dat Spraakproductie een relatief sterke subschaal is binnen de ASS-groep terwijl dit voor de siblings en de controlekinderen een relatief zwakke subschaal is. Dit betekent dat de kinderen met ASS minder moeilijkheden ervaren op vlak van Spraakproductie in vergelijking met de andere subschalen, terwijl de controlekinderen en de siblings minder problemen ervaren op het vlak van Spraakproductie in vergelijking met de andere subschalen. Wanneer gekeken wordt naar de twee subschalen, Sociale Relaties en Interesses, die vaardigheden kenmerkend voor ASS meten, halen de kinderen met ASS ook hier significant hogere scores dan controlekinderen en siblings. Dit toont aan dat zij meer problemen ervaren met sociaal begrip en sociale intuïtie, wat gemeten wordt met deze subschalen. Dit is een bevestiging van de tekortkomingen op sociaal gebied die geassocieerd worden met ASS (APA, 2000). Binnen de groep van de kinderen met ASS zien we ook op de CCC-2-NL een mogelijks specifiek profiel naar voor komen. De subschalen Stereotiepe Taal, Gebruik van Context, Niet-verbale Communicatie en Sociale Relaties komen naar voor als relatief zwakke subschalen in vergelijking met de andere subschalen van de CCC-2-NL. Dit betekent dat kinderen met ASS meer moeilijkheden ervaren op deze domeinen in vergelijking met de andere subschalen. De subschaal Spraakproductie kunnen we binnen de groep van kinderen met ASS als een relatief sterke subtest beschouwen, wat inhoudt dat kinderen met ASS minder moeilijkheden ervaren op het vlak van Spraakproductie in vergelijking met de andere subschalen. Op drie van de vier subschalen (Ongepaste Initiatie, Stereotiepe Taal, Gebruik van Context en Nietverbale Communicatie) die pragmatische taalproblemen meten halen kinderen met 45
ASS significant hogere scores in vergelijking met de andere subschalen. Daaruit zou men toch kunnen besluiten dat kinderen met ASS meer pragmatische taalproblemen ervaren dan structurele taalproblemen ook al bevestigt de gemiddelde Sociale Interactie Score dit niet. Eerder onderzoek geeft eveneens aan dat kinderen met ASS vooral pragmatische taalproblemen ervaren (Landa, 2000; Ozonoff & Miller, 1996; Ramberg et al., 1996). Samengevat kunnen we uit de resultaten van de CCC-2-NL concluderen dat kinderen met ASS significant meer communicatieproblemen ondervinden dan controlekinderen en siblings. De ASS-groep ervaart duidelijk meer problemen met pragmatiek dan controlekinderen en siblings, maar er worden tegenstrijdigheden gerapporteerd wanneer nagegaan wordt of de communicatieve problemen eerder van pragmatische dan wel van structurele aard zijn. Deze bevindingen zijn in overeenstemming met eerder onderzoek dat aantoont dat kinderen met ASS meer taalproblemen ervaren dan normaal ontwikkelende kinderen (Landa & Garrett-Mayer, 2006). De resultaten doen verder vermoeden dat er een specifiek profiel is op de CCC-2-NL voor kinderen met ASS, namelijk een relatief zwakke score op de subschalen Stereotiepe Taal, Gebruik van Context, Niet-verbale Communicatie en Sociale Relaties en een relatief sterke score op de subschaal Spraakproductie. Verder onderzoek is nodig om na te gaan of dit profiel teruggevonden wordt bij een ruimere representatieve steekproef.
4.1.1.3 ADOS De ADOS werd enkel afgenomen van de siblings en kinderen met ASS. De resultaten van deze groepsvergelijking worden verder in deze discussie toegelicht. Wat de classificatie betreft is het eigenaardig dat de meerderheid van de kinderen met ASS (56.10%) de cut-off voor ASS niet haalt. Deze bevinding is opmerkelijk aangezien alle kinderen uit de ASS-groep beschikken over een ASS-diagnose die gesteld is door een multidisciplinair team. Hiervoor zijn een aantal alternatieve verklaringen te bedenken. Eerst en vooral zijn sommige kinderen wellicht te oud om een Module 2 bij af te nemen, zeker wanneer in rekening gebracht wordt dat de meerderheid een normale intelligentie heeft (Voor een uitgebreide bespreking van 46
het IQ verwijs ik naar de geassocieerde Masterproef van Phaedra Vervaecke). Toch werd gekozen om Module 2 af te nemen om de eenvormigheid van het onderzoek te garanderen en groepsvergelijkingen mogelijk te maken. Een tweede mogelijke verklaring kan zijn dat de kinderen met ASS therapie volgen en op die manier een aantal vaardigheden ontwikkeld hebben die hen in staat stellen om hun beperkingen te compenseren, waardoor ze niet scoren op de ADOS. Een laatste verklaring kan betrekking hebben op de betrouwbaarheid van de afname en de scoring van de ADOS. Meestal wist de onderzoeker voor het toekennen van de scores uit welke subgroep (Controlekinderen, Kinderen met ASS of Siblings) het onderzochte kind afkomstig was. Ondanks het feit dat de onderzoekers een training volgden voor het afnemen en scoren van de ADOS kan subjectiviteit een rol spelen.
4.1.2 Siblings van kinderen met ASS 4.1.2.1 SRS De resultaten op de SRS tonen aan dat de siblings als groep vrij goed functioneren op sociaal vlak. De groepsvergelijking tussen siblings en controlekinderen toont immers aan dat er geen significante verschillen zijn op de totaalscore. Voor de subschalen is er enkel een verschil voor Sociale Motivatie waarbij siblings meer problemen ervaren dan controlekinderen. Toch dienen we dit significant verschil voorzichtig te interpreteren. De handleiding van de SRS raadt het isoleren van afzonderlijke subschalen in functie van screening of diagnose namelijk af aangezien dit tot sterk misleidende resultaten kan leiden (Constantino et al., 2003). Wanneer de siblings vergeleken worden met kinderen met ASS tonen de resultaten aan dat kinderen met ASS op alle subschalen en de totaalscore meer problemen ervaren dan siblings. Hieruit blijkt dat de siblings op groepsniveau vrij goed functioneren, wat een bevestiging is van eerder onderzoek (Pilowsky et al., 2004; Gold, 1993; Mates, 1990; Rodrigue et al., 1993; Szatmari et al., 1993; Yirmiya et al., 2006; Gamliel et al., 2007). Binnen de groep van de siblings werden er geen typerende sterktes of zwaktes teruggevonden die in de richting wijzen van een specifiek profiel zoals bij de kinderen met ASS. 47
De screeningsfactor van de SRS toont aan dat het merendeel van de siblings (n = 15; 83.33%) negatief scoort. Dit betekent dat zij geen verhoogd risico lopen op sociale problemen. Ondanks het relatief goede groepsgemiddelde screenen 3 siblings (16.67%) positief op de SRS. Dit suggereert dat een minderheid van de siblings risico loopt op het ontwikkelen van sociale problemen. Mogelijks kunnen deze moeilijkheden gekaderd worden binnen het BAP of gaat het om kinderen met ASS. Deze cijfers zijn een bevestiging van het onderzoek van Bolton et al. (1994) die in hun studie aangetoond hebben dat ongeveer 10 tot 20% van de siblings van kinderen met ASS kenmerken van het BAP vertoont.
4.1.2.2 CCC-2-NL De groepsvergelijking tussen controlekinderen en siblings toont aan dat beide groepen niet van elkaar verschillen op de Algemene Communicatie Score en de Pragmatiekscore. Ook op de subschalen verschillen beide groepen niet van elkaar met uitzondering van de subschaal Syntax. Deze bevinding kan verklaard worden door het feit dat de subschaal Syntax bij de siblings een relatief zwakke subschaal is terwijl dit bij controlekinderen niet het geval is. Dit houdt in dat siblings meer moeilijkheden ervaren op het vlak van Syntax in vergelijking met de andere subschalen. De vergelijking tussen siblings en kinderen met ASS resulteert in significante verschillen tussen beide groepen voor alle totaalscores en alle subschalen met uitzondering van Spraakproductie. Hierbij halen siblings overal lagere gemiddelde scores wat aantoont dat zij minder communicatieve problemen ervaren dan kinderen met ASS. Dit betekent dat de siblings op groepsniveau beschikken over relatief goede communicatieve vaardigheden. De gemiddelde Algemene Communicatie Score van de siblinggroep, die kleiner is dan 104, bevestigt deze bevinding. Uit de resultaten komen dus geen aanwijzingen voor algemene communicatieproblemen bij siblings naar voor. Bijgevolg dient de Sociale Interactie Score niet verder geïnterpreteerd te worden. Ook de gemiddelde Pragmatiekscore van de siblings haalt de cut-off van 53 niet. Hieruit kan afgeleid worden dat siblings op groepsniveau weinig tot geen problemen ondervinden met de pragmatische aspecten van de taal.
48
Binnen de siblinggroep halen de kinderen een relatief zwakke score op de subschalen Spraakproductie, Syntax en Semantiek en een relatief sterke score op de subschaal Interesses. Dit houdt in dat de siblings respectievelijk meer moeilijkheden ervaren op het vlak van Spraakproductie, Syntax en Semantiek en minder moeilijkheden ondervinden op het vlak van Interesses in vergelijking met de andere subschalen. Dit profiel is gelijkaardig aan het profiel dat bij de controlekinderen teruggevonden wordt. Zij halen immers ook een relatief zwakke score op Spraakproductie en Semantiek en een relatief sterke score op Interesses. Uit deze bevindingen kan geconcludeerd worden dat de siblings op groepsniveau beschikken over goede communicatieve vaardigheden. Hun profiel ligt bovendien in dezelfde lijn als dat van controlekinderen, namelijk een relatief zwakke score op Spraakproductie, Syntax en Semantiek en een relatief sterke score op Interesses. Over het algemeen lijken de siblings goed te functioneren wat een bevestiging is van eerder onderzoek (Pilowsky et al., 2004; Gold, 1993; Mates, 1990; Rodrigue et al., 1993; Szatmari et al., 1993; Yirmiya et al., 2006; Gamliel et al., 2007).
4.1.2.3 ADOS Uit de analyse van de resultaten van de ADOS blijkt dat de siblings minder sociaalcommunicatieve problemen ervaren dan de kinderen met ASS. Ze halen immers op alle totaalscores een significant lagere score. Dit betekent dat kinderen met ASS meer problemen ondervinden op het vlak van Taal en Communicatie, Wederkerige sociale interactie, Spel en Stereotiepe gedragingen en interesses. Deze resultaten wijzen op de sociaal-communicatieve moeilijkheden die kinderen met ASS per definitie ondervinden (APA, 2000). Het onderzoek van Toth et al (2007) bevestigt dat siblings het goed doen op gebeid van spel in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen. Toth et al. (2007) vergeleken siblings met normaal ontwikkelende kinderen terwijl de resultaten in dit onderzoek gebaseerd zijn op een vergelijking tussen siblings en kinderen met ASS. Wat de classificatie betreft halen 17 siblings (94.44%) de cut-off voor ASS op de ADOS niet. Dit voldoet aan de verwachtingen aangezien de siblings uit de steekproef geen diagnose ASS hebben. Er is echter 1 kind (5.56%) dat de cut-off wel haalt. Dit 49
kan een kind zijn dat kenmerken vertoont van het BAP of ASS heeft. Op de andere instrumenten, de SRS en de CCC-2-NL, behaalt dit kind echter geen afwijkende scores.
De
oudervragenlijsten
tonen
aan
dat
de
ouders weinig
sociaal-
communicatieve problemen ervaren bij hun kind waardoor de score op de ADOS niet alarmerend is. Bovendien moeten we ook in rekening brengen dat de afname van de ADOS slechts een momentopname is, terwijl de oudervragenlijsten pijlen naar het algemeen sociaal-communicatief functioneren van hun kind over een langere periode.
4.2 Samenhang tussen de sociaal-communicatieve vaardigheden Om na te gaan of de subschalen en/of de totaalscore(s) van de SRS, de CCC-2-NL en de ADOS onderling met elkaar samenhangen werden er correlatiecoëfficiënten berekend. 4.2.1 Samenhang SRS – CCC-2-NL Binnen de drie groepen zijn de significante correlaties tussen de SRS en de CCC-2NL steeds positief. Meer specifiek wordt er een samenhang teruggevonden tussen enerzijds de Algemene Communicatie Score van de CCC-2-NL en de totaalscore van de SRS en anderzijds tussen de Pragmatiekscore van de CCC-2-NL en de totaalscore van de SRS. Algemeen betekent dit dat wanneer kinderen beschikken over (minder) goede sociale vaardigheden dit gepaard gaat met (minder) goede communicatieve capaciteiten. Uit de resultaten blijkt dat dit geldt voor zowel kinderen met ASS, siblings als normaal ontwikkelende kinderen. Aangezien de sociale en de communicatieve vaardigheden bij zowel de controlekinderen, de siblings als de kinderen met ASS samenhangen suggereren deze bevindingen dat beide clusters moeilijk van elkaar los te koppelen zijn. Dit is ook een trend die we terugzien in de ontwikkeling van de Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders, Fifth Edition (DSM-5) waar men moeilijkheden op sociaal en communicatief vlak als onafscheidelijk beschouwt. Op die manier worden de drie domeinen van de autistische triade herleid naar twee domeinen in de DSM-5, die gedefinieerd worden als enerzijds sociale en communicatieve problemen en anderzijds beperkte interesses en stereotiepe gedragingen (APA, 2012). 50
Wanneer we de samenhang tussen de SRS en de CCC-2-NL analyseren volgens geslacht zien we geen opmerkelijke verschillen tussen de geslachten, noch bij de controlekinderen, noch bij de kinderen met ASS. Binnen de siblinggroep is er wel een verschil op te merken. Bij de siblingmeisjes wordt er namelijk geen verband teruggevonden tussen enerzijds de Algemene Communicatie Score van de CCC-2NL en de totaalscore van de SRS en anderzijds tussen de Pragmatiekscore van de CCC-2-NL en de totaalscore van de SRS. Bij de jongens uit de siblinggroep worden deze correlaties wel teruggevonden. Deze resultaten suggereren dat er bij siblingmeisjes geen verband zou zijn tussen hun communicatieve en hun sociale vaardigheden. Aangezien deze analyse gebaseerd is op een groep siblings waarbij de groep respectievelijk uit 7 jongens en 11 meisjes bestaat, moeten we deze resultaten voorzichtig interpreteren.
4.2.2 Samenhang SRS – ADOS Er werden enkel correlaties tussen de SRS en de ADOS berekend voor de kinderen met ASS en de siblings aangezien er van de controlekinderen geen ADOS afgenomen werd. Bij de kinderen met ASS wordt er geen enkel verband teruggevonden tussen de SRS en de ADOS. Dit betekent dat de sociale responsiviteit van kinderen met ASS niet samenhangt met de kerndomeinen van ASS, die nagegaan worden door de ADOS. Deze resultaten zijn opmerkelijk aangezien de kinderen met ASS zowel op de ADOS als op de SRS significant hogere scores halen dan de siblings. Dit kan echter verklaard worden door het feit dat er 23 kinderen met ASS (56.10%) niet scoren op de ADOS. 9 kinderen (22.00%) halen de cut-off voor ASS en slechts 8 kinderen (19.51%) scoren voor autisme. Van 1 kind met ASS (2.44%) werd geen ADOS afgenomen. Een andere mogelijke verklaring kan zijn dat de kinderen met ASS een ander beeld geven thuis dan bij een vreemde onderzoeker waardoor de resultaten van de SRS geen samenhang vertonen met de scores op de ADOS. Verder onderzoek bij kinderen met ASS kan mogelijks duidelijkheid brengen over het al dan niet samenhangen van de resultaten op de ADOS en de SRS.
51
In de siblinggroep wordt er 1 significant negatief verband teruggevonden tussen de subschaal Sociale Motivatie van de SRS en de totaalscore Wederkerige sociale interactie van de ADOS. Dit suggereert dat hoe beperkter de Sociale Motivatie is bij de siblings, hoe beter ze functioneren in de Wederkerige sociale interactie. Deze correlatie dient genuanceerd te worden aangezien de siblings zowel op de SRS als de ADOS resultaten behalen die duidelijk verschillen van de kinderen met ASS. Voor de SRS halen de siblings een profiel dat grotendeels overeenkomt met de controlekinderen. Aangezien de sociaal-communicatieve vaardigheden van siblings over het algemeen goed ontwikkeld zijn kan deze correlatie vermoedelijk gerelativeerd worden.
4.2.3 Samenhang CCC-2-NL – ADOS Wanneer de samenhang tussen de CCC-2-NL en de ADOS geanalyseerd wordt zien we dat er in beide groepen significante correlaties terug te vinden zijn. Deze correlaties situeren zich voornamelijk tussen enkele subschalen van de CCC-2-NL die structurele taalproblemen nagaan (Spraakproductie, Syntax en Semantiek) en de totaalscores van de ADOS (Taal en Communicatie, Wederkerige sociale interactie en Communicatie en Interactie) die sociaal-communicatieve vaardigheden meten. Ook de Algemene Communicatie Score van de CCC-2-NL correleert in beide groepen met een of meerdere totaalscores van de ADOS die hiervoor benoemd zijn. Meer specifiek zien we dat de correlaties binnen de ASS-groep positief van aard zijn. Dit betekent dat hoe meer moeilijkheden kinderen met ASS ervaren op communicatief vlak in het algemeen en hoe meer structurele taalproblemen ze ondervinden in het bijzonder, hoe meer problemen ze ervaren op het vlak van Taal, Communicatie, en in de Interactie met anderen. Ook deze bevindingen tonen aan dat sociale en communicatieve vaardigheden sterk samenhangen en moeilijk te onderscheiden zijn. Zoals eerder vermeld wordt deze suggestie ook in de DSM-5 opgenomen door het reduceren van de triade naar een diade van ASS, waarbij de sociale en de communicatieve beperkingen als één probleemcluster aanschouwd worden (APA, 2012).
52
Bij de siblings is de totaalscore Wederkerige sociale interactie van de ADOS negatief gecorreleerd met de subschalen Syntax, Semantiek en Coherentie en de totaalscore voor Algemene Communicatie van de CCC-2-NL. Deze bevinding suggereert dat meer
moeilijkheden op communicatief vlak, met de focus op structurele
taalproblemen, gepaard gaat met betere prestaties in de Sociale Interactie en in relatie met anderen. Wanneer we echter de gemiddelde scores in beschouwing nemen dan zien we dat de siblings zowel voor de subschalen Syntax, Semantiek en Coherentie als voor de Algemene Communicatie Score een gemiddelde score halen die binnen de normale range valt. Ook wat de totaalscore Wederkerige sociale interactie van de ADOS betreft zien we dat de meerderheid van de siblings (n = 16; 88.89%) de cut-off voor ASS op de subschaal Wederkerige sociale interactie niet haalt. Van de 2 kinderen (11.11%) die op Wederkerige sociale interactie wel de cutoff halen, haalt 1 kind ook op de andere totaalscores van de ADOS de cut-off voor ASS. Het andere kind haalt op de andere totaalscores van de ADOS geen verhoogde score. Aangezien dit kind ook op de totaalscore(s) van de CCC-2-NL en de SRS geen afwijkende scores behaalt zijn er weinig aanwijzingen voor verder diagnostisch onderzoek. Ook de gerapporteerde correlaties tussen de CCC-2-NL en de ADOS kunnen mogelijks verklaard worden door het feit dat een kind zich anders voordoet in de thuissituatie dan tijdens een onderzoeksmoment. Bijgevolg resulteren de ouderrapportage en de observatie door de onderzoeker niet in eenzelfde beeld.
4.3 Sterktes en beperkingen van het onderzoek Zoals om het even welke studie heeft ook dit onderzoek zijn sterktes en beperkingen. Een eerste sterkte eigen aan dit onderzoek is dat de leeftijd van de verschillende groepen niet significant verschillend is waardoor de kinderen vergelijkbaar zijn op leeftijdsniveau. Een volgende meerwaarde van dit onderzoek is dat er gefocust wordt op siblings zonder ASS. Hoewel de aanwezigheid van ASS vastgesteld kan worden na de leeftijd van 5.5 jaar kunnen we stellen dat de siblings in dit onderzoek geen ASS-diagnose hebben. Bij siblings mogen we namelijk voldoende alertheid verwachten van de omgeving zodat een diagnose op deze leeftijd normaalgezien al gesteld zou moeten zijn. Toth et al. (2007) geven in hun studie aan dat er slechts enkele betrouwbare studies zijn waarbij siblings die later zelf geen ASS ontwikkelen 53
als groep onderzocht zijn. Daarnaast focust dit onderzoek niet alleen op siblings maar wordt deze groep vergeleken met zowel controlekinderen als met kinderen met ASS. Op die manier wordt er zowel naar de mogelijkheden als de beperkingen van de siblings gepeild. Om de sociaal-communicatieve vaardigheden van de verschillende onderzoeksgroepen in kaart te brengen werd er gebruik gemaakt van gestandaardiseerde meetinstrumenten. Deze meetinstrumenten bevatten telkens een Nederlandstalige vertaalslag of Vlaamse normen. Bovendien biedt de combinatie van
ouderrapportage
invalshoek om de
en
semi-gestructureerde
sociaal-communicatieve
observatie
vaardigheden
een
interessante
te belichten.
Een
bijkomende sterkte van deze studie is de brede focus op sociaal-communicatieve vaardigheden in het algemeen. Op die manier wordt het kind in zijn totaliteit benaderd. Naast de sterktes zijn er ook enkele beperkingen aan dit onderzoek verbonden. Zo is er een ongelijke verdeling in het aantal onderzoekssubjecten tussen de groepen en in de geslachtsratio’s binnen de groepen waardoor resultaten voorzichtig met elkaar vergeleken en geïnterpreteerd moeten worden. Deze ongelijke geslachtsverhouding is vooral opmerkelijk binnen de ASS-groep. We kunnen deze ongelijke verdeling verklaren door het feit dat ASS vaker voorkomt bij jongens dan bij meisjes (Holtmann et al., 2007; Lord et al., 1982; McLennan et al., 1993; Rutter & Lockyer, 1967; Tsia & Beilser, 1983; Wing, 1981). Een bijkomende beperking is dat deelname aan dit onderzoek, dat kadert binnen een ruimer onderzoek naar rekenvaardigheden, berustte op vrijwillige deelname waardoor de steekproef niet representatief is voor de algemene populatie. De bevindingen uit dit onderzoek zijn dan ook niet zomaar veralgemeenbaar naar de ruimere populatie. Een andere beperking van het onderzoek is dat er voornamelijk uitspraken gedaan worden op groepsniveau waardoor er niet ingegaan wordt op de individuele verschillen tussen kinderen. Een methodologische beperking van deze studie is tot slot dat de Module 2 van de ADOS te eenvoudig was voor sommige kinderen met ASS uit de derde kleuterklas en het eerste leerjaar. Dit kan met zich meebrengen dat de beeldvorming van de sociaalcommunicatieve vaardigheden op basis van de ADOS van deze kinderen een overschatting inhoudt.
54
4.4 Implicaties voor verder onderzoek Uit voorgaande bevindingen kunnen een aantal suggesties gedaan worden voor verder onderzoek bij siblings van kinderen met ASS. Een eerste implicatie voor verder onderzoek bestaat eruit om de bevindingen van deze studie te bevestigen bij een meer representatieve steekproef zowel wat de grootte betreft als wat de geslachtsverhoudingen aangaat. Binnen dit ruimer onderzoek kan het zinvol zijn om de gerapporteerde profielen op de verschillende instrumenten na te gaan. Uit dit onderzoek komen een aantal aanwijzingen naar voor met betrekking tot het voorkomen van kenmerken van het BAP bij een aantal siblings van kinderen met ASS. Verder onderzoek kan nagaan of er een verband is tussen enerzijds de ernst van de stoornis van het kind met ASS en anderzijds de mate waarin de sibling mogelijks tekortkomingen ervaart. Om een beter zicht te hebben op het individueel functioneren van deze siblings kan een kwalitatieve gevalsstudie zinvol zijn. In toekomstig onderzoek kan er eveneens een onderscheid gemaakt worden tussen gezinnen met 1 kind met ASS en gezinnen met meerdere kinderen met ASS. Uit onderzoek blijkt namelijk dat siblings een groter risico lopen om zelf tekortkomingen te ervaren wanneer ze uit een gezin komen met meerdere kinderen met ASS (Losh et al., 2008). In deze studie werd er enkel ingegaan op de sociaal-communicatieve vaardigheden van siblings van kinderen met ASS. Om een totaalbeeld van deze kinderen te krijgen kan het zinvol zijn om onderzoek te doen naar andere vaardigheden en ontwikkelingsdomeinen.
4.5 Implicaties voor de klinische praktijk Uit de resultaten van deze studie blijkt dat siblings op groepsniveau weinig sociaalcommunicatieve tekortkomingen vertonen. Zowel uit observatie aan de hand van de ADOS als uit ouderrapportage met de SRS en de CCC-2-NL komen deze resultaten naar voor. Het nauw opvolgen in de praktijk van siblings tot de gemiddelde leeftijd van 5.5 jaar op sociaal-communicatief gebied lijkt bijgevolg vooral aangewezen voor kinderen die op vroegere leeftijd reeds problemen vertonen met sociaal55
communicatieve vaardigheden. Bij siblings waar men voor de leeftijd van 5.5 jaar nog geen sociaal-communicatieve beperkingen heeft opgemerkt is opvolging tot de leeftijd van 5.5 jaar minder van toepassing. Aangezien er reeds een kind met ASS in het gezin is verwachten we een grotere waakzaamheid van de ouders waardoor signalen die wijzen op een mogelijke ASS of het BAP vroeger onderkend kunnen worden. Voor siblings die in ruimere zin kenmerken van het BAP vertonen is opvolging wel aangewezen in functie van hun verdere ontwikkeling. Bij siblings als hoge risicogroep is het namelijk belangrijk om hun tekortkomingen vroeg op te sporen in functie van een betere prognose. Daarnaast kan verder onderzoek uitwijzen of opvolging op andere ontwikkelingsdomeinen tot de leeftijd van 5.5 jaar aangewezen is voor siblings van kinderen met ASS. Bovendien is uit deze studie gebleken dat de SRS en de CCC-2-NL goede instrumenten zijn om sociaal-communicatieve beperkingen bij kinderen met ASS te screenen. Ook voor het nagaan van kenmerken van het BAP lijken deze instrumenten zinvol. Beide instrumenten kunnen gebruikt worden als een hulpmiddel bij diagnostiek en bij het opstellen van behandelingsplannen. Een bijkomende implicatie voor de praktijk is dat de combinatie van ouderrapportage (SRS en CCC-2-NL) en semi-gestructureerde spelobservatie (ADOS) dankbaar is. Uit de resultaten blijkt dat beide instrumenten complementaire informatie verschaffen waardoor het mogelijk is om een zo volledig mogelijk beeld van de cliënt te schetsen. Bovendien is het belangrijk dat zowel de deskundigheid van de ouders als de geobjectiveerde kijk van de onderzoeker in rekening gebracht wordt.
4.6 Conclusie Uit dit onderzoek is gebleken dat siblings van kinderen met ASS op de gemiddelde leeftijd van 5.5 jaar over het algemeen beschikken over relatief goede sociaalcommunicatieve vaardigheden. De siblings als groep doen het op alle niveau’s beter dan de kinderen met ASS en halen scores die nauw aansluiten bij die van controlekinderen.
56
Wat de sociale vaardigheden betreft zien we dat de resultaten van de siblings in dezelfde lijn liggen als die van de controlekinderen. De kinderen met ASS halen steeds hogere gemiddelde scores die wijzen op meer sociale problemen. De kinderen met ASS vertonen bovendien een specifiek profiel op de SRS, wat niet teruggevonden wordt bij de controlekinderen en de siblings. Op vlak van communicatie zien we eveneens dat er nauwelijks verschillen op te merken zijn tussen de siblings en de controlekinderen. De kinderen met ASS vertonen in het algemeen beduidend meer communicatieproblemen, en meer specifiek met de pragmatische aspecten van de taal. Op het vlak van communicatie vertonen de drie groepen een specifiek profiel. Het profiel van de siblings en de controlekinderen ligt in dezelfde lijn en verschilt duidelijk van het profiel van de kinderen met ASS. Vervolgens is vastgesteld dat de sociale en de communicatieve vaardigheden van zowel de controlekinderen, de kinderen met ASS als van de siblings een significante samenhang vertonen. Hieruit zou geconcludeerd kunnen worden dat beide clusters moeilijk van elkaar losgekoppeld kunnen worden. Tot slot zijn er op groepsniveau bij de siblings geen aanwijzingen teruggevonden voor de aanwezigheid van kenmerken van het BAP. Binnen de groep zijn echter wel scores teruggevonden bij een aantal siblings die indicatief zijn voor de aanwezigheid van kenmerken die we binnen het BAP kunnen situeren.
57
REFERENTIES American Psychiatric Association. (2000). Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders (4th ed.). Washington, DC: American Psychiatric Association. (Text Revision).
American Psychiaric Association. (2012). Proposed Revision American Psychiatric Association DSM-5 Development. Geraadpleegd op 25 april 2012, via http://www.dsm5.org.
Bacon, A.L., Fein, D., Morris, R., Waterhouse, L. & Allen, D. (1998). The Responses of Autistic Children to the Distress of Others. Journal of Autism and Developmental Disorders, 28(2), 129-142.
Bågenholm, A. & Gillberg, C. (1991). Psychosocial effects on siblings of children with autism and mental retardation: A population-based study. Journal of Mental Deficiency Research, 35, 291-307.
Bailey, A., LeCouteur, A., Gottesman, I., Bolton, P., Siminoff, E., Yuzda, E. & Rutter, M. (1995). Autism as a strongly genetic disorder: Evidence from a British twin study. Psychological Medicine, 25, 63-77.
Bailey, A., Palferman, S., Heavey, L. & Le Conteur, A. (1998). The phenotype in relatives. Journal of Autism and Developmental Disorders, 28, 369-392.
Barak-Levy, Y., Goldstein, E. & Weinstock, M. (2010). Adjustment characteristics of healthy siblings of children with autism. Journal of Family Studies, 16, 155164.
Baron-Cohen, S. (1987). Autism and Symbolic Play. British Journal of Developmental Psychology, 5(2), 139-148.
58
Bauminger, N. & Yirmiya, N. (2001). The functioning and wellbeing of siblings of children with autism: Behavioral-genetic and familial contributions. In Burack J.A., Charman, T., Yirmiya, N. & Zelazo , P.R. (Eds.). The development of autism: Perspectives from theory and research (61-80). Mahwah, NJ: Lawrence Erlbaum Associates. Berk, L.E. (2006). Development through the lifespan (4 th ed.). Boston: Allyn and Bacon.
Betancur, C. (2011). Etiological heterogeneity in autism spectrum disorders: more than 100 genetic and genomic disorders and still counting. Brain Research, 1380, 42-77. Bishop, D.V.M. (2003). Children’s Communication Checklist 2 (CCC2). London: Harcourt.
Bolton, P., MacDonald, H., Pickles, A., Rios, P., Goode, S., Crowson, M., Bailey, A. & Rutter, M. (1994). A case-control family history study of autism. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 35, 877-900.
Bolton, P.F., Pickles, A., Murphy, M. & Rutter, M. (1998). Autism, affective and psychiatric disorders: patterns of familial aggregation. Psychological Medicine, 28, 385-395.
Bosco, F. M., Friedman, O. & Leslie, A. M. (2006). Recognition of pretend and real actions in play by 1-and 2-year-olds: early success and why they fail. Cognitive Development, 21, 3–10.
Brian, J., Bryson, S.E., Garon, N., Roberts, W., Smith, I.M., Szatmari, P. & Zwaigenbaum, L. (2008). Clinical assessment of autism in high-risk 18-montholds. Autism, 12, 433-456.
Brody, G.H. & Stoneman, Z. (1986). Contextual issues in the study of sibling socialization. In: Families of Handicapped Persons: Research, Programs and 59
Policy Issues. (eds J.J. Gallagher & P.M. Vietze), 197-217. Paul H. Brookes Publishing Company, Baltimore, New York.
Brown, J. & Whiten, A. (2000). Imitation, Theory of Mind and Related Activities in Autism: An Observational Study of Spontaneous Behaviour in Everyday Context. Autism, 4(2), 185-204.
Buruma, M.E. & Blijd-Hoogewys, E.M.A. (2010). De ontwikkeling van Joint Attention en
vroeg
sociaal-communicatief
gedrag
bij
kinderen
met
een
autismespectrumstoornis, Wetenschappelijk Tijdschrift Autisme, 9, 40-49.
Carpenter, M., Nagell, K. & Tomasello, M. (1998). Social cognition, JA, and communicative competence from 9 to 15 months of age. Monographs of the Society for Research in Child Development, 63, 1-143.
Cassel, T.D., Messinger, D.S., Ibanez, L.V., Haltigan, J.D., Acosta, S.I. & Buchman, A.C. (2007). Early Social and Emotional Communication in the Infant Siblings of Children with Autism Spectrum Disorders: An Examination of the Broad Phenotype. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 122-132.
Chakrabarti, S. & Fombonne, E. (2001). Pervasive developmental disorders in preschool children. Journal of the American Medical Association, 285, 30933099.
Charman, T. & Baron-Cohen, S. (1994). Another Look at Imitation in Autism. Development and Psychopathology, 6(2), 403-413.
Charman, T., Baron-Cohen, S., Swettenham, J., Baird, G., Cox, A. & Drew, A. (2001). Testing Joint Attention, Imitation and Play as Infancy Precursors to Language and Theory of Mind. Cognitive Development, 15(4), 481-498.
Colonessi, C. (2005). The emergence of a theory of mind from infancy to childhood. Related abilities at 12, 15 and 39 months of age. Proefschrift ter verkrijging van het doctoraat in de Psychologie aan de Universita di Roma ‘La Sapienza’. 60
Constantino, J.N., Davis, S.A., Todd, R.D., Schindler, M.K., Gross, M.M., Brophy, S.L., Metzger, L.M., Shoushtari, C.S., Splinter, R. & Reich, W. (2003). Validation of a Brief Quantitative Measure of Autistic Traits: Comparison of the Social Responsiveness Scale with the Autism Diagnostic Interview-Revised. Journal of Autism and Developmental Disorders, 33, 427-433.
Constantino, J.N., Zhang, Y., Frazier, T., Abbacchi, A.M. & Law, P. (2010). Sibling recurrence and the genetic epidemiology of autism. American Journal of Psychiatry, 167(11), 1349-1356.
Craig, G.J. & Baucum, D. (2002). Human development. University of Massachusetts. University of Alabama at Birmingham. Prentice Hall.
Damiani, V.B. (1999). Responsibility and adjustment in siblings of children with disabilities: update and review. Families in Society, 80, 34-40.
Dawson, G., Munson, J., Estes, A., Osterling, J., Mcpartland, J., Toth, K., et al. (2002). Neurocognitive Function and Joint Attention Abilty in Young Children with
Autism
Spectrum
Disorder
versus
Developmental
Delay.
Child
Development, 73(2), 345-358.
Dawson, G., Toth, K., Abbott, R., Osterling, J., Munson, J., Estes, A. & Liaw, J. (2004). Early social impairments in autism: social orienting, JA, and attention to distress. Journal of Developmental Psychology, 40, 271-283.
De Groote, I., Roeyers, H. & Warreyn, P. (2006). Social-Communicative Abilities in Young High-Risk Preterm Children. Journal of Developmental and Physical Disabilities, 18, 183-200.
DiLavore, P.C. & Lord, C. (1995). The Pre-Linguistic Autism Diagnostic Observation Schedule. Journal of Autism and Developmental Disorders, 25 (4), 355-379.
61
Dunn, J. (1988). Annotation: sibling influences on childhood development. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 29, 119-127.
Dunn, J. & McGuire, S. (1992). Sibling and peer relationship in childhood. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 33, 67-105.
Eapen, V. (2011). Genetic basis of autism: is there a way forward? Current Opinion in Psychiatry, 24, 226-236.
Eisenberg, N. (2005). The development of empathy-related responding. In G. Carlo & C.P. Edwards (Eds.), Moral motivation through the life span (73-117). Lincoln, NE: University of Nebraska Press.
Evers, A., Braak, M.S.L., Frima, R.M. & Vliet-Mulder, J.C. van (2009-2011). Cotan Documentatie. Amsterdam: Boom test uitgevers.
Feinman, S. (1982). Social Referencing in Infancy. Merrill-Palmer Quarterly, 28(4), 445-470. Ferrari, M. (1984). Chronic illness: Psychosocial effects on siblings – I. Chronically ill boys. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 25, 459-476.
Filipek, P.A., Accardo, P.J., Baranek, G.T., Cook, E.H., Dawson, G., Gordon, B. et al. (1999). The screening and Diagnosis of Autistic Spectrum Disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 29(6), 439-484.
Fisman, S.M.B., Wolf, L.M.S., Ellison, D. & Freeman, T.M.D. (2000). A longitudinal study of siblings of children with chronic disabilities. Canadian Journal of Psychiatry, 45, 369-375.
Folstein, S. & Rutter, M. (1977). Infantile autism: A genetic study of 21 twin pairs. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 18, 297-321.
62
Fombonne, E. (2009). Epidemiology of Pervasive Developmental Disorders. Pediatric Research, 65(6), 591-598.
Gamliel, I., Yirmiya, N. & Sigman, M. (2007). The Development of Young Siblings of Children with Autism from 4 to 54 months. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 171-183. Geurts, H.M. (2007). The Children’s Communication Checklist – Second Edition – Nederlandse bewerking. Amsterdam: Harcourt.
Gillberg, C. (1994). Debate and argument: having Rett syndrome in the ICD-10 PDD category does not make sense. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 35, 377-8.
Gold, N. (1993). Depression and social adjustment in siblings of boys with autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 23, 147-163.
Goldberg, W., Jarvis, K., Osann, K., Laulhere, T., Straub, C., Thomas, E. et al. (2005). Brief report: Early social communication behaviors in the younger siblings of children with autism. Journal of Autism and Developmental Disabilities, 35, 657–664.
Gotham, K., Risi, S., Pickles, A. & Lord, C. (2007). The Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS): Revised algorithms for improved diagnostic validity. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 400-408.
Hart, B. (2004). What toddlers talk about. First Language, 24, 91-106.
Heimann, M., Ullstadius, E., Dahlgren, S.-O. & Gillberg, C. (1992). Imitation in autism: a preliminary research note. Behavioral Neurology, 5, 219-227.
Hoffman, M.L. (2000). Empathy and moral development. New York: Cambridge University Press.
63
Holtmann, M., Bolte, S. & Poustka, F. (2007). Autism spectrum disorders: sex differences in autistic behavior domains and coexisting psychopathology. Developmental Medicine and Child Neurology, 49, 361-366.
Jarrold, C., Boucher, J. & Smith, P. (1993). Symbolic Play in Autism: A Review. Journal of Autism and Developmental Disorders, 23 (2), 281-307.
Kaminsky, L. & Dewey, D. (2001). Siblings relationships of children with autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 31, 399-410.
Kaminsky, L. & Dewey, D. (2002). Psychosocial adjustment in siblings of children with autism. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 43, 225-232.
Kanner, L. (1943). Autistic disturbances of affective contact. Nervous Child, 2, 217250.
Kaplan, F. & Hafner, V.V. (2006), The Challenges of Joint Attention, Interaction Studies, 7(2), 135-169.
Knott, F., Lewis, C. & Williams, T. (1995). Sibling interactions of children with learning disabilities: A comparison of autism and Down’s Syndrome. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 36, 965-976.
Kogan, M.D., Blumberg, S.J., Schieve, L.A., Boyle, C.A., Perrin, J.M., Ghandour, R.M. et al. (2009). Prevalence of parent-reported diagnosis of autism spectrum disorder among children in the US, 2007. Pediatrics, 124, 1395-1403.
Landa, R. (2000). Social language use in Asperger syndrome and high-functioning autism. In A. Klin, F.R. Volkmar, & S.S. Sparrow. (Eds.), Asperger syndrome. New York: The Guilford Press, 125–155.
Landa, R. (2007). Early communication development and intervention for children with autism. Journal of Mental Retardation and Developmental Disabilities, 12, 16-25. 64
Landa, R. & Garrett-Mayer, E. (2006). Development in infants with autism spectrum disorders: A prospective study. Journal of Child Psychology and Psychiatry and Allied Disciplines, 47, 629–638.
Landa, R., Holman, K.C. & Garret-Mayer, E. (2007). Social and Communication Development in Toddlers With Early and Later Diagnosis of Autism Spectrum Disorders. Archives of General Psychiatry, 64(7), 853-864.
Lardieri, L.A., Blacher, J. & Swanson, H.L. (2000). Sibling relationships and parent stress in families of children with and without learning disabilities. Learning Disability Quarterly, 23, 105-116.
LeCouteur, A., Bailey, A., Goode, S., Pickles, A., Robertson, S., Gottesman, I. & Rutter, M. (1996). A broader phenotype of autism: The clinical spectrum in twins. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 37, 785-801.
Leekam, S.R., Lopez, B. & Moore, C. (2000). Attention and joint attention in preschool children with autism. Developmental Psychology, 36, 261-273. Leslie, A. M. (1987). Pretense and representation: the origins of “theory of mind”. Psychological Review, 94, 412–426.
Lewis, V., Boucher, J., Lupton, L. & Watson, S. (2000). Relationships Between Symbolic Play, Functional Play, Verbal and Non-verbal Ability in Young Children. International Journal of Language and Communication Disorders, 35(1), 117-127.
Libby, S., Powell, S., Messer, D. & Jordan, R. (1997). Imitation of Pretend Play Acts by Children with Autism and Down Syndrome. Journal of Autism and Developmental Disorders, 27(4), 365-383. Libby, S., Powell, S., Messer, D. & Jordan, R. (1998). Spontaneous Play in Children With Autism: A Reappraisal. Journal of Autism and Developmental Disorders, 28(6), 487-497. 65
Lord, C., Cook, E.H., Leventhal, B.L. & Amaral, D.G. (2000a). Autism Spectrum Disorders Review. Neuron, 28, 355-363.
Lord, C., Risi, S., Lambrecht, L., Cook, E.H., Leventhal, B.L., DiLavore, P.C., Pickles, A. & Rutter, M. (2000b). The autism Diagnostic Observation ScheduleGeneric: A standard measure of social and communication deficits associated with the spectrum of autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 30, 205-223.
Lord, C., Rutter, M., DiLavore, P.C. & Risi, S. (1999). Autism Diagnostic Observation Schedule-WPS (ADOS-WPS), Western Psychological Services, Los Angeles.
Lord, C., Schopler, E. & Revicki, D. (1982). Sex differences in autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 12, 317-330.
Losh, M., Childress, D., Lam, K. & Piven, J. (2008). Defining key features of the broad autism phenotype: A comparison across parents of multiple- and singleincidence autism families. American Journal of Medical Genetics. Part B, Neuropsychiatric Genetics, 147, 424–433.
Maclean, J., Szatmari, P., MacLean, J.E., Bryson, S.E., Bartolucci, G. & Mahoney, W.J. (1999). Variable expressivity in affected siblings with PDD: Evidence for genetic heterogeneity. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 38, 746-753.
MacWhinney, B. (2005). Language development. In M.H. Bornstein & M.E. Lamb (Eds.), Developmental science: An advanced textbook (5th ed., 359-387). Mahwah, NJ: Erlbaum.
Marshall, C.R, Noor, A., Vincent, J.B., Lionel, A.C., Feuk, L., Skaug, J., Shago, M., Moessner, R., Pinto, D., Ren, Y., Thiruvahindrapduram, B., Fiebig, A., Schreiber, S., Friedman, J., Ketelaars, C.E.J., Vos, Y.J., Ficicioglu, C., Kirkpatrick, S., Nicolson, R., Sloman, L., Summers, A., Gibbons, C.A., Teebi, 66
A., Chitayat, D., Weksberg, R., Thompson, A., Vardy, C., Crosbie, V., Luscombe, S., Baatjes, R., Zwaigenbaum, L., Roberts, W., Fernandez, B., Szatmari, P. & Sherer, S.W. (2008). Structural variation of chromosomes in autism spectrum disorder. The American Journal of Human Genetics, 82, 477488.
Mates, T.E. (1990). Siblings of autistic children: Their adjustment at home and in school. Journal of Autism and Developmental Disorders, 20, 545-553.
Matson, J.L. & Kozlowski, A.M. (2011). The increasing prevalence of autism spectrum disorders. Research in Autism Spectrum Disorders, 5, 418-425.
McDonough, L., Stahmer, A., Schreibman, L. & Thompson, S.J. (1997). Deficits, Delays and Distractions: An Evaluation of Symbolic Play and Memory in Children with Autism. Development and Psychopathology, 9(1), 17-41.
McHale, S.M. & Gamble, W.C. (1989). Sibling relationships of children with disabled and nondisabled brothers and sisters. Developmental Psychology, 25, 421429.
McLennan, J.D., Lord, C. & Schopler, E. (1993). Sex differences in higher functioning people with autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 23, 217227.
Merin, N., Young, G. S., Ozonoff, S. & Rogers, S. J. (2007). Visual fixation patterns during reciprocal social interaction distinguish a subgroup of 6-month-old infants at-risk for autism from comparison infants. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 108–121.
Meltzoff, A.N. (1999). Origins of Theory of Mind, Cognition and Communication. Journal of Communication Disorders, 32(4), 251-269.
67
Misailidi, P. (2002). Affective Expressions during Joint Attention Interactions with an Adult: The Case of Autism. Psychology: The Journal of the Hellenic Psychological Society, 9(1), 9-21.
Mitchell, S., Brian, J., Zwaigenbaum, L., Roberts, W., Szatmari, P., Smith, I. & Bryson, S. (2006). Early language and communication development of infants later diagnosed with autism spectrum disorder. Journal of Developmental and Behavioral Pediatrics, 27, 69–78.
Morgan, S.B., Cutrer, P.S., Coplin, J.W & Rodrigue, J.R. (1989). Do Autistic Children Differ from Retarded and Normal Children in Piagetian Sensorimotor Functioning? Journal of Child Psychology and Psychiatry and Allied Disciplines, 30(6), 857-864.
Morgan, B., Mayberry, M. & Durkin, K. (2003). Weak central coherence, poor JA, and low verbal ability: Independent deficits in early autism. Developmental Psychology, 39, 646-656.
Mundy, P. & Gomes, A. (1998). Individual Differences in Joint Attention Skill Development in the Second Year. Infant Behaviour and Development, 21(3), 469-482.
Mundy, P., Hogan, A. & Doehring, P. (1996). A Preliminary Manual for the Abridged Early Social Communication Scale (ESCS). Unpublished manuscript.
Mundy, P., Sigman, M. & Kasari, C. (1994). Joint Attention, Developmental Level, and Symptom Presentation in Autism. Development and Psychopathology, 6(3), 389-401.
Nelson, K. (1974). Structure and strategy in learning to talk. Journal of Reading Behavior, 6, 111-112. Newschaffer, C.J., Croen, L.A., Daniels, J., Giarelli, E., Grether, J.K., Levy, S.E., Mandell, D.S., Miller, L.A., Pinto-Martin, J., Reaven, J., Reynolds, A.M, Rice,
68
C.E., Schendel, D. & Windham, G.C. (2007). The Epidemiolgy of Autism Spectrum Disorders. The Annual Review of Public Health, 28, 1-24.
Oosterling, I.J., Woudenberg, T. & Visser, J.C. (2004). Focus oudertraining. Ongepubliceerd manuscript.
Ozonoff, S. & Miller, J. N. (1996). An exploration of right-hemisphere contributions to the pragmatic impairments of autism. Brain and Language, 52, 411–434.
Ozonoff, S., Rogers, S. & Sigman, M. (2005). Infants at risk of autism: A longitudinal study. Atlanta, GA: Paper presented at the biennial meeting of the Society for Research in Child Development.
Ozonoff, S., Young, G.S., Carter, A., Messinger, D., Yirmiya, N., Zwaigenbaum, L., Bryson, S., Carver, L.J., Constantino, J.N., Dopkins, K., Hutman, T., Iverson, J.M., Landa, R., Rogers, S.J., Sigman, M. & Stone, W.L. (2011). Recurrence Risk for Autism Spectrum Disorders: A Baby Siblings Research Consortium Study. Pediatrics, 128(3), 488-495.
Pan, B.A. & Snow, C.E. (1999). The development of conversation and discourse skills. In M. Barrett (Ed.), The development of language (229-249). Hove, UK: Psychology Press.
Piaget, J. (1962). Play, dreams, and imitation in childhood. New York: Norton.
Pilowsky T., Yirmiya N., Doppelt O., Gross-Tsur V. & Shalev, R.S. (2004). Social and emotional adjustment of siblings of children with autism. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 45(4), 855-856.
Piven, J., Palmer, P., Jacobi, D., Childress, D. & Arndt, S. (1997). Broader autism phenotype: Evidence from a family history study of multiple-incidence autism families. The American Journal of Psychiatry, 154, 185–190.
69
Powell, T.H. & Gallagher, P.A. (1993). Brothers and Sisters: a Special Part of Exceptional Families, 2nd ed. Paul H. Brookes Publishing Company, Baltimore, New York.
Presmanes, A., Walden, T., Stone, W. & Yoder, P. (2007). Effects of different attentional cues on responding to joint attention in younger siblings of children with autism spectrum disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 133–144.
Ramberg, C., Ehlers, S., Nydén, A., Johansson, M. & Gillberg, C. (1996). Language and pragmatic functions in school-age children on the autism spectrum. European Journal of Disorders of Communication, 31, 387–414. Repacholi, B.M. (1998). Infants’ use of attentional cues to identify the referent of another person’s emotional expression. Developmental Psychology, 33, 1221.
Ritvo, E.R., Jorde, L.B., Mason-Brothers, A., Freeman, B.J., Pingree, C., Jones, M.B., McMahon, W.M., Petersen, P.B., Jenson, W.R. & Mo, A. (1989). The UCLA-Unversity of Utah epidemiologic survey of autism: Recurrence risk estimates and genetic counseling. American Journal of Psychiatry, 146, 10321036.
Rochat, P., Querido, J.G. & Striano, T. (1999). Emerging sensitivity to the timing and structure of protoconversation in early infancy. Developmental psychology, 35, 950-957.
Rodrigue, J.R., Geffken, G.K. & Morgan, S.B. (1993). Perceived competence and behavioral adjustment of siblings of children with autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 23, 665-674.
Rogers, S.J. (1999). An Examination of the Imitation Deficit in Autism. In J. Nadel & G. Butterwordth (eds.) Imitation in Infancy: Cambridge Studies in Cognitive Perceptual Development. New York: Cambridge University Press, 254-283. 70
Rogers, S. J. (2009). What are infant siblings teaching us about autism in infancy? Autism Research, 2(3), 125-137.
Rome-Flanders, T. & Cronk, C. (1995). A longitudinal study of infant vocalizations during mother-infant games. Journal of Child Language, 22, 259-274.
Rubin, K.H., Fein, G.G. & Vandenberg, B. (1983). Play. In E.M. Hetherington (Ed.), Handbook of child psychology: Vol. 4. Socialization, personality and social development (4th ed., 693-744). New York: Wiley.
Rutter, M. (2000). Genetic studies of autism: From the 1970s into the millennium. Journal of Abnormal Child Psychology, 28, 3-14.
Rutter, M. (2005). Aetiology of autism: findings and questions. Journal of Intellectual Disability Research, 29, 231-238.
Rutter, M. & Lockyer, L. (1967). A five to fifteen year follow-up study of infantile psychosis. Description of sample. British Journal of Psychiatry, 113, 11691182.
Sevin, B.M., Knight, C.L. & Braud, S.A. (2007). Autism and pervasive developmental disorders. In J.L. Matson (Ed.), Handbook of assessment in persons with intellectual disability (163-195). London: Academic Press.
Sigman, M., Dijamco, A., Gratier, M. & Rozga, A. (2004). Early detection of core deficits in autism. Journal of Mental Retardation and Developmental Disabilities, 10, 221-233.
Smalley, S.L. (1997). Genetic influences in childhood-onset psychiatric disorders: Autism and attention-deficit/hyperactivity disorder. American Journal of Human Genetics, 60, 1276-1282.
Stenberg, C. (2003). Effects of maternal inattentiveness on infant social referencing. Infant and Child Development, 12, 399-419. 71
Stone, W.L., Caitlin, R., McMahon, C.R., Yoder, P.J. & Walden, T.A. (2007). Early social-communicative and cognitive development of younger siblings of children with autism spectrum disorders. Archives of Pediatrics and Adolescent Medicine, 161, 384–390.
Stone, W.L., Ousley, O.Y., Yoder, P.J., Hogan, K.L. & Hepburn, S.L. (1997). Nonverbal Communication in Two- and Three-Year-Old Children with Autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 27(6), 677-696.
Stone, W.L. & Yoder, P.J. (2001). Predicting Spoken Language Level in Children with Autism Spectrum Disorders. Autism, 5(4), 341-361.
Stoneman, Z. & Brody, G.H. (1993). Sibling relationships in the family context. In: The effects of Mental Retardation, Disability and Illness on Sibling Relationships: Research Issues and Challenges, (eds. Z. Stoneman & P. Waldman), 3-30. Paul H. Brookes Publishing Company, Baltimore, New York.
Stoneman, Z., Brody, G.H., Davis, C.H., Crapps, J.M. & Malone, D.M. (1991). Ascribed role relations between children with mental retardation and younger siblings. American Journal of Mental Retardation, 95, 537-330.
Striano, T. & Rochat, P. (2000). Emergence of selective social referencing in infancy. Infancy, 1(2), 253-264.
Szatmari, P., Jones, M.B., Tuff, L., Bartolucci, G., Fisman, S., & Mahoney, W. (1993). Lack of cognitive impairment in first-degree relatives of children with pervasive developmental disorders. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 32, 1264-1273.
Szatmari, P., Jones, M.B., Zwaigenbaum, L. & MacLean, J.E. (1998). Genetics of autism: Overview and new directions. Journal of Autism and Developmental Disorders, 28, 351-386.
72
Tomasello, M. (1995). Joint attention as social cognition. In Moore, C., and Dunham, P. J. (eds.), Joint Attention. Its Origins and Role in Development, Erlbaum, Hillsdale, NJ, 103-129.
Tomasello, M. (2001). Cultural Transmission: A View from Chimpanzees and Human Infants. Journal of Cross-Cultural Psychology, 32 (2), 135-146.
Tomasello, M., Carpenter, M., Call, J., Behne, T. & Moll, H. (2005). Understanding and sharing intentions: The origins of cultural cognition. Behavioral and Brain Sciences, 28, 675-735.
Toth, K., Dawson, G., Meltzoff, A.N., Greenson, J. & Fein, D. (2007). Early Social, Imitation, Play and Language Abilities of Young Non-Autistic Siblings of Children with Autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 145-157.
Tsai, L.Y. & Beilser, J.M. (1983). The development of sex differences in infantile autism. British Journal of Psychiatry, 142, 373-378.
Verhulst, F.C., Verheij, F. & Ferdinand, R.F. (Red.) (2003).
Kinder- en
Jeugdpsychiatrie; Psychopathologie. Assen: Koninklijke van Gorcum.
Volden, J. & Phillips, L. (2010). Measuring Pragmatic Language in Speakers With Autism Spectrum Disorders: Comparing the Children’s Communication Checklist-2 and the Test of Pragmatic Language. American Journal of Speech-Language Pathology, 19, 204-212.
Volkmar, F.R. (1987). Social development. In Cohen, D.J., Donnellan, A.M. & Paul, R. (eds.), Handbook of Autism and Pervasive Developmental Disorders, Wiley, New York, 41-61.
Waeterschoot, J. (2008). Aanleren van JA vaardigheden bij jonge kinderen met een autismespectrumstoornis: een interventiestudie. Scriptie neergelegd tot het
73
behalen van de graad van Licentiaat in de Psychologie, Optie Klinische Psychologie. Universiteit Gent.
Warreyn, P., Roeyers, H. & De Groote, I. (2005). Early social communicative behaviours of preschoolers with autism spectrum disorder during interaction with their mothers. Autism, 9, 342-361.
Wassink, T. H., Brzustowicz, L. M., Bartlett, C. W. & Szatmari, P. (2004). The search for autism disease genes. Mental Retardation and Developmental Disabilities Research Reviews, 10, 272–283. Wechsler, D. (2002). Wechsler Preschool and Primary Scale of Intelligence – Third Edition. San Antonio, TX: Psychological Corporation.
Werner, E., Dawson, G., Munson, J. & Osterling, J. (2005). Variation in early developmental course in autism and its relation with behavioral outcome at 3-4 years of age. Journal of Autism and Developmental Disorders, 35(3), 337350.
Wetherby, A.M. in: Charman, T. & Stone, W. (2006). Social & communication development in autism spectrum disorders, early identification, diagnosis and intervention, Guilford Press.
Willemsen-Swinkels, S.H.N. & Buitelaar, J.K. (2002). The autistic spectrum: subgroups, boundaries, and treatment. Psychiatric Clinics of North America, 25, 811-836.
Wing, L. (1981). Sex ratios in early childhood autism and related conditions. Psychiatric Research, 5, 129-137.
Wing, L. & Gould, J. (1979). Severe Impairments of Social Interaction and Associated Abnormalities in Children: Epidemiology and Classification. Journal of Autism and Developmental Disorders, 9, 11-29.
74
Wing, L. & Potter, D. (2002). The epidemiology of autistic spectrum disorders: Is the prevalence rising? Mental Retardation and Developmental Disabilities Research Reviews, 8, 151-160.
Yirmiya, N., Gamliel, I., Pilowsky, T., Feldman, R., Baron-Cohen, S. & Sigman, M. (2006). The development of siblings of children with autism at 4 and 14 months: Social engagement, communication, and cognition. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 47, 511–523.
Yoder, P., Stone, W.L., Walden, T. & Malesa, E. (2009). Predicting social impairment and ASD diagnosis in younger siblings of children with autism spectrum disorder. Journal of Autism and Developmental Disorders, 39, 1381-1391.
Zwaigenbaum, L., Bryson, S., Rogers, T., Roberts, W., Brian, J. & Szatmari, P. (2005). Behavioral manifestations of autism in the first year of life. International Journal of Developmental Neuroscience, 23, 143-152.
Zwaigenbaum, L., Szatmari, P., Mahoney, W., Bryson, S., Bartolucci, G. & MacLean, J. (2000). High functioning autism and childhood disintegrative disorder in half brothers. Journal of Autism and Developmental Disorders, 30, 121-126.
75
