Universiteit Gent Faculteit Psychologie en Pedagogische Wetenschappen Academiejaar 2011 - 2012
SOCIAAL-COMMUNICATIEVE VAARDIGHEDEN VAN BROERTJES EN ZUSJES VAN KINDEREN MET EEN AUTISMESPECTRUMSTOORNIS: IS ER EEN VERBAND MET HUN COGNITIEVE MOGELIJKHEDEN?
Masterproef neergelegd tot het behalen van de graad van Master in de Pedagogische Wetenschappen, afstudeerrichting Orthopedagogiek door Phaedra Vervaecke
Promotor: Prof. Dr. Roeyers Begeleiding: Dr. Warreyn
Ondergetekende, Phaedra Vervaecke, geeft toelating tot het raadplegen van de Masterproef door derden.
ABSTRACT Achtergrond:
Uit
onderzoek
blijkt
dat
siblings
van
kinderen
met
een
autismespectrumstoornis (ASS) een verhoogd risico lopen om zelf ook ASS te ontwikkelen. Daarnaast vertoont een deel van de siblings kenmerken van het Broader Autism Phenotype (BAP). Wat intelligentie betreft wordt in bepaalde onderzoeken een specifiek intelligentieprofiel teruggevonden bij kinderen met ASS. Hierover is in de literatuur geen consensus, en ook wat de intelligentie bij siblings betreft is er geen eensgezindheid. In deze studie worden de sociaal-communicatieve vaardigheden en intelligentie van kinderen met ASS en siblings onderzocht en wordt er nagegaan of er een verband is tussen beide. Methode: Op de gemiddelde leeftijd van 5.5 jaar werden de sociaal-communicatieve vaardigheden en intelligentie van kinderen met ASS (n = 41), siblings van kinderen met ASS (n = 18) en normaal ontwikkelende controlekinderen (n = 45) onderzocht. Hiervoor werd gebruik gemaakt van de WPPSI-III-NL, de SRS, de CCC-2-NL en de ADOS. Resultaten: Siblings beschikken over relatief goede sociaal-communicatieve vaardigheden. Een aantal siblings vertoont tekorten die geplaatst kunnen worden binnen het BAP. Wat hun intelligentie betreft liggen hun scores in dezelfde lijn als de scores van de controlegroep. Zowel voor kinderen met ASS als voor siblings is een harmonisch profiel het meest voorkomende intelligentieprofiel. Voor kinderen met ASS wordt een positieve samenhang gevonden tussen communicatieve vaardigheden en het IQ. Bij de siblings wordt dit enkel bij de meisjes teruggevonden. Discussie: Siblings van kinderen met ASS beschikken als groep over relatief goede sociaal-communicatieve vaardigheden en intelligentie. Er zijn dan ook weinig redenen om deze groep tot de leeftijd van 5.5 jaar nauwgezet op te volgen op deze ontwikkelingsdomeinen. Sleutelwoorden:
Autismespectrumstoornis,
siblings,
sociaal-communicatieve
vaardigheden, intelligentie.
i
ii
DANKWOORD Anderhalf jaar geleden startte ik met het sluitstuk van mijn vijfjarige opleiding in de Pedagogische Wetenschappen. Deze Masterproef is daarvan het resultaat en ik wil dan ook graag enkele mensen bedanken die me in dat proces op een of andere manier gesteund hebben.
Eerst en vooral bedank ik mijn promotor, Prof. Dr. Roeyers, om mij de kans te geven om rond dit boeiend onderwerp aan de slag te gaan en voor het nalezen van het eindresultaat. Verder gaat mijn dank uit naar Dr. Petra Warreyn, die de begeleiding van deze Masterproef op zich nam. Ze stond steeds paraat om vragen te beantwoorden, snelle en constructieve feedback te geven en mij gerust te stellen.
Vervolgens wil ik ook Daisy Titeca bedanken voor de begeleiding en aangename samenwerking bij het onderzoek. Zij regelde allerlei praktische zaken en stond zowel tijdens als na het onderzoek klaar om vragen te beantwoorden.
Ook de ouders en de kinderen die deelnamen aan het onderzoek verdienen een woordje van dank. Zonder hun vrijwillige deelname was dit onderzoek nooit mogelijk geweest.
Daarnaast wil ik vooral Sifrien heel hard bedanken. Tijdens de ganse periode werkten we intensief samen en haalden we dankzij onze positieve ingesteldheid het beste in elkaar naar boven. De keuze voor een geassocieerde Masterproef was een bewuste keuze die ik meteen opnieuw zou maken.
Tot slot wil ik ook mijn ouders bedanken voor hun onvoorwaardelijke steun en mijn vriend Lennart, vrienden en vriendinnen voor de aanmoedigingen en ontspannende momenten, die mijn periode als student onvergetelijk maken.
Bedankt!
iii
WOORD VOORAF Tijdens het eerste Masterjaar werd van ons verwacht om een onderwerp te kiezen waarmee we aan de slag zouden gaan in functie van de Masterproef. Bij de lijst met voorgestelde onderwerpen sprong de titel ‘Sociaal-communicatieve vaardigheden bij broertjes en zusjes van kinderen met een autismespectrumstoornis’ mij meteen in het oog. Naar aanleiding van enkele hoorcolleges met betrekking tot broertjes en zusjes van kinderen met een beperking groeide mijn interesse om me voor mijn Masterproef in dit thema te verdiepen. Bovendien leek het voorgestelde onderzoek me zowel wetenschappelijk als klinisch relevant. Met het oog op mijn stage in een Centrum voor Ambulante Revalidatie in het tweede Masterjaar leek dit onderwerp me een boeiende aanvulling en verdieping. Verder was het bij dit voorgestelde thema een voordeel indien twee studenten als duo rond dit onderwerp konden werken. Na enig overleg besloten Sifrien en ik om samen aan dit Masterproefavontuur te beginnen. Deze Masterproef is dus geassocieerd met de Masterproef van Sifrien De Sutter. Aanvankelijk werd er intens samengewerkt en de literatuurstudie met betrekking tot sociaal-communicatieve vaardigheden is dan ook grotendeels identiek in de twee Masterproeven. Ook het onderzoek verliep identiek. Dit is uitgewerkt in de sectie Methode en deze overlapt dan ook grotendeels. Voor de Resultaten werd er overlegd en een aantal resultaten zijn gemeenschappelijk. Voor de Discussie werd er individueel gewerkt. Het verschil tussen beide Masterproeven is dat de Masterproef van Sifrien De Sutter dieper ingaat op sociaal-communicatieve vaardigheden van broertjes en zusjes van kinderen met een autismespectrumstoornis. Zij analyseert in haar Masterproef alle sub- en totaalschalen van de gebruikte vragenlijsten, terwijl in deze Masterproef enkel gebruik gemaakt wordt van totaalscores. Deze Masterproef gaat daarnaast nog in op de intelligentie van broertjes en zusjes en kinderen met een autismespectrumstoornis. Dit komt niet aan bod in de Masterproef van Sifrien De Sutter. In deze Masterproef wordt de term ‘siblings’ gebruikt om broertjes en zusjes van kinderen met een autismespectrumstoornis te benoemen. Deze term wordt verkozen boven de Nederlandstalige term ‘brussen’, aangezien die laatste vooral gebruikt wordt in het kader van belevingsonderzoek. iv
INHOUDSOPGAVE 1
Inleiding................................................................................................................ 1 1.1
Wat is een autismespectrumstoornis? ........................................................... 1
1.1.1
Evolutie van het concept autisme ........................................................... 1
1.1.2
De autistische triade ............................................................................... 1
1.2
Prevalentie .................................................................................................... 2
1.3
Etiologie ......................................................................................................... 3
1.4
Sociaal-communicatieve vaardigheden ......................................................... 4
1.4.1
Sociaal-communicatieve vaardigheden bij normaal ontwikkelende kinderen .................................................................................................. 4
1.4.2 1.5
Sociaal-communicatieve vaardigheden bij kinderen met ASS ................ 6
Intelligentie en ASS ....................................................................................... 8
1.5.1
Samenhang tussen intelligentiequotiënt (IQ) en ASS ............................. 8
1.5.2
Specifiek intelligentieprofiel bij ASS ........................................................ 9
1.5.3
Verband tussen IQ en sociaal-communicatieve vaardigheden bij ASS. 10
1.6
Siblings van kinderen met ASS ................................................................... 11
1.6.1
Belang van onderzoek bij siblings van kinderen met ASS .................... 11
1.6.2
Sociaal-communicatieve vaardigheden bij siblings van kinderen met ASS ................................................................................................ 13
1.6.3 1.7 2
Intelligentie bij siblings van kinderen met ASS ...................................... 18
Probleemstelling en onderzoeksvragen ....................................................... 19
Methode ............................................................................................................. 21 2.1
Deelnemers ................................................................................................. 21
2.2
Meetinstrumenten en vragenlijsten .............................................................. 23
2.2.1
WPPSI-III-NL ........................................................................................ 23
2.2.2
ADOS-G ................................................................................................ 24
2.2.3
SRS ...................................................................................................... 25 v
2.2.4
3
2.3
Procedure .................................................................................................... 27
2.4
Data-analyse ............................................................................................... 28
Resultaten .......................................................................................................... 30 3.1
Sociaal-communicatieve vaardigheden ....................................................... 30
3.1.1
SRS ...................................................................................................... 30
3.1.2
CCC-2-NL ............................................................................................. 32
3.1.3
ADOS .................................................................................................... 33
3.2
4
CCC-2-NL ............................................................................................. 26
Intelligentie .................................................................................................. 34
3.2.1
Specifiek intelligentieprofiel ................................................................... 34
3.2.2
Samenhang met sociaal-communicatieve vaardigheden ...................... 40
Discussie ............................................................................................................ 45 4.1
Sociaal-communicatieve vaardigheden ....................................................... 45
4.1.1
Kinderen met ASS ................................................................................ 45
4.1.2
Siblings van kinderen met ASS ............................................................. 48
4.2
Intelligentie .................................................................................................. 51
4.2.1
Algemeen .............................................................................................. 51
4.2.2
Intelligentie bij controlekinderen ............................................................ 52
4.2.3
Intelligentie bij kinderen met ASS ......................................................... 53
4.2.4
Intelligentie bij siblings van kinderen met ASS ...................................... 55
4.3
Samenhang tussen sociaal-communicatieve vaardigheden en intelligentie 57
4.4
Sterktes en zwaktes van het onderzoek ...................................................... 59
4.5
Implicaties voor verder onderzoek ............................................................... 61
4.6
Implicaties voor de praktijk .......................................................................... 62
4.7
Conclusie ..................................................................................................... 64
Referenties ............................................................................................................... 66
vi
1 INLEIDING 1.1 Wat is een autismespectrumstoornis? 1.1.1 Evolutie van het concept autisme
Het concept autisme werd voor het eerst als apart syndroom omschreven door Leo Kanner (Kanner, 1943). In de huidige Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders, Fourth Edition, Text Revision (DSM-IV-TR, APA 2000) wordt de term ‘Pervasieve ontwikkelingsstoornissen’ gebruikt als overkoepelend begrip voor vijf stoornissen: de autistische stoornis, de stoornis van Rett, de desintegratiestoornis van de kinderleeftijd, de stoornis van Asperger en atypisch autisme (APA, 2000). In de praktijk wordt deze overkoepelende term zelden als diagnose gebruikt en geeft men de voorkeur aan het begrip ‘Autismespectrumstoornis’ (ASS) (Wing & Gould, 1979). Gezien de zeer lage frequentie van het voorkomen van de stoornis van Rett en de desintegratiestoornis van de kinderleeftijd worden deze niet altijd tot het autismespectrum gerekend (Gillberg, 1994). In de klinische praktijk wordt de term ‘Autismespectrumstoornis’ dan ook vaak gebruikt als overkoepelend begrip voor de autistische stoornis, de stoornis van Asperger en atypisch autisme (APA, 2000). Binnen
deze
studie
wordt
deze
invulling
gehanteerd
voor
de
term
‘Autismespectrumstoornis’ en wordt er niet gespecificeerd volgens de subtypes.
1.1.2 De autistische triade
Alle kinderen binnen het autismespectrum vertonen stoornissen op drie domeinen: (a) sociale interactie, (b) verbale en non-verbale communicatie en (c) beperkte en stereotiepe gedragingen of interesses (APA, 2000). ASS is een heterogene stoornis; geen twee kinderen of volwassenen met ASS hebben hetzelfde profiel, maar de problemen situeren zich wel steeds in deze drie kerngebieden (Lord, Cook, Leventhal & Amaral, 2000a).
1
1.2 Prevalentie Recente cijfers wijzen op een prevalentie van ASS van 60 tot 70 per 10 000. Dit betekent dat ongeveer 1 kind op 150 ASS heeft (Fombonne, 2009).
Vroege schattingen van de prevalentie van ASS rapporteerden een eerder zeldzaam voorkomen van ASS bij minder dan 10 per 10 000 individuen (Chakrabarti & Fombonne, 2001; Sevin, Knight & Braud, 2007; Willemsen-Swinkels & Buitelaar, 2002; Wing & Potter, 2002). Tegenwoordig suggereren recente schattingen dat deze prevalentie is toegenomen tot 110 per 10 000 (Kogan et al., 2009). Deze stijgende prevalentiecijfers doen de vraag rijzen of die stijging ook werkelijk een weerspiegeling is van een echte toename in het voorkomen van ASS. Er is immers geen eenduidigheid over wat die stijging in prevalentie veroorzaakt (Matson & Kozlowski, 2011). Volgens Wing en Potter (2002) is het grootste aandeel van deze toename te wijten aan veranderingen in diagnostische criteria en een groter bewustzijn en kennis omtrent ASS bij ouders en professionelen. Het blijft volgens hen dan ook een open vraag of er werkelijk sprake is van een stijging in het voorkomen van ASS en, indien dit het geval is, hoe groot deze stijging is en of deze nog steeds toeneemt (Wing & Potter, 2002).
Met betrekking tot de verhouding tussen jongens en meisjes die ASS hebben is er meer consensus. Gegevens uit verschillende epidemiologische studies rapporteren dat er meer jongens dan meisjes met ASS zijn, met een ratio van 4-5: 1 (Holtmann, Bolte & Poustka, 2007; Lord, Schopler & Revicki, 1982; McLennan, Lord & Schopler, 1993; Rutter & Lockyer, 1967; Tsai & Beilser, 1983; Wing, 1981). De reden waarom deze verhouding vooral in het nadeel van de mannelijke populatie speelt heeft te maken met de overdracht van anomaliën op het X-chromosoom van de moeder (Marshall et al., 2008).
2
1.3 Etiologie Over de oorzaak van ASS is al heel wat onderzoek verricht, maar er blijven ook nog vele vragen onbeantwoord. ASS is een multifactoriële stoornis, waarvan zowel genetische als niet-genetische factoren aan de basis liggen (Rutter, 2005). De genetische basis van ASS komt naar voor in verschillende familie- en tweelingenstudies (Betancur, 2011). Recente onderzoeken naar de etiologie van ASS suggereren dat er ongeveer 103 genen en 44 loci op de genomen betrokken kunnen zijn bij ASS (Betancur, 2011), waarbij er overlap is met andere stoornissen zoals verstandelijke beperkingen, epilepsie, schizofrenie en Attention Deficit Hyperactivity Disorder (ADHD). Deze bevindingen tonen aan dat ASS een complexe stoornis is waarvan genetische variaties op verschillende genen aan de oorzaak kunnen liggen. Hierbij dienen we op te merken dat er niet altijd een veelvoud aan genen mee aan de basis ligt van het ontstaan van ASS. In een aantal gevallen gaat het om een monogene aandoening, waarbij een stoornis op 1 gen samengaat met ASS (Eapen, 2011). Naast genetische factoren spelen ook omgevingsfactoren een rol. Omgevingsfactoren op zich zullen niet leiden tot ASS, maar enkel wanneer de betrokkene hiertoe genetisch is voorbestemd. Met omgevingsfactoren bedoelt men vooral biologische factoren die tijdens de zwangerschap, op het moment van de bevalling of in de vroege periode na de geboorte een rol zouden kunnen spelen. Het is belangrijk om hierbij op te merken dat familiale factoren niet de oorzaak zijn van het ontstaan van ASS bij een kind, maar ze kunnen wel als een beïnvloedende risico- of beschermingsfactor fungeren in verschillende fases van de ontwikkeling (Newschaffer et al., 2007; Bauminger & Yirmiya, 2001). Daarnaast zijn er ook een groot aantal neurobiologische studies die ASS trachten te verklaren. Zowel naar omgevingsfactoren (Bauminger & Yirmiya, 2001) als naar genetische componenten is nog onderzoek nodig om een concreter en verklarend beeld te kunnen schetsen over de etiologie van ASS (Betancur, 2011).
3
1.4 Sociaal-communicatieve vaardigheden 1.4.1 Sociaal-communicatieve vaardigheden bij normaal ontwikkelende kinderen
Bij normaal ontwikkelende kinderen komen de voornaamste sociaal-communicatieve vaardigheden tot uiting tussen de leeftijd van 0 en 24 maanden, waarbij de variatie en complexiteit van deze vaardigheden geleidelijk toeneemt (Tomasello, 1995). In de eerste helft van het eerste levensjaar toont een kind interesse voor sociale stimuli (Craig & Baucum, 2002; Sigman, Dijamco, Gratier & Rozga, 2004; Verhulst, Verheij & Ferdinand, 2003) en imiteert het eenvoudige gezichtsuitdrukkingen en gebaren (Craig & Baucum, 2002; Kaplan & Hafner, 2006; Sigman et al., 2004). Ook de sociale glimlach ontwikkelt zich in deze periode (Sigman et al., 2004; Rochat, Querido & Striano, 1999; Verhulst et al., 2003). Het kind ontwikkelt verder de mogelijkheid tot joint attention, wat het delen van de aandacht inhoudt. In de eerste 6 maanden ontstaat het vermogen tot diadische joint attention (Morgan, Mayberry & Durkin, 2003; Oosterling, Woudenberg & Visser, 2004), waarbij de aandacht wordt verdeeld tussen het zelf en een andere persoon (Morgan et al., 2003). Daarnaast leert het kind ook voorwerpen volgen met de ogen (Verhulst et al., 2003). Tijdens contactspelletjes wordt ook duidelijk dat kinderen sociale verwachtingen ontwikkelen (Rochat et al., 1999; Sigman et al., 2004; Tomasello, Carpenter, Call, Behne & Moll, 2005). Tot slot ontwikkelen kinderen op deze leeftijd ook de vaardigheid om te reageren op hun naam en op emoties van anderen (Dawson et al., 2004). In de tweede helft van het eerste levensjaar zijn kinderen goed in staat tot contactspelletjes (Kaplan & Hafner, 2006). Daarnaast ontwikkelen ze het vermogen tot het volgen van de blikrichting en oogbewegingen van anderen (Dawson et al., 2004; Kaplan & Hafner, 2006; Leekam, Lopez & Moore, 2000; Tomasello et al. 2005). Het kind leert ook te wijzen, voorwerpen te laten zien en voorwerpen te geven aan anderen (Buruma & Blijd-Hoogewys, 2010). Bovendien ontstaat de capaciteit tot triadische joint attention (Landa, 2007; Oosterling et al., 2004; Tomasello et al., 2005; Waeterschoot, 2008; Wetherby, 2006), wat het delen van de aandacht inhoudt tussen zichzelf, een andere persoon en een derde object (Morgan et al., 2003). Het kind maakt zich ook het gebruik van instrumentele gebaren eigen (Craig & Baucum, 4
2002). Ook de imitatie ontwikkelt zich verder. Een kind kan simpele bewegingen en gebaren onmiddellijk imiteren (Craig & Baucum, 2002; Kaplan & Hafner, 2006; Wetherby, 2006). Op deze leeftijd is een kind in staat tot social referencing. (Feinman, 1982; Repacholi, 1998; Stenberg, 2003; Striano & Rochat, 2000; Tomasello, 2001). Social referencing wordt gedefinieerd als het spontaan zoeken naar informatie over de gevoelens van anderen bij onduidelijke situaties of gebeurtenissen en wordt beschouwd als een specifieke vorm van joint attention (Bacon, Fein, Morris, Waterhouse & Allen, 1998). In de periode van 13 tot 18 maanden maken de meeste kinderen zich het vermogen tot triadische joint attention volledig eigen (Buruma & Blijd-Hoogewys, 2010). Rond de leeftijd van een jaar zegt een kind zijn eerste woordjes (Hart, 2004; Nelson, 1974). In deze periode zijn kinderen bovendien in staat tot uitgestelde imitatie van bekende gebaren, acties en geluiden (Carpenter, Nagell & Tomasello, 1998; Colonessi, 2005; Craig & Baucum, 2002; Wetherby, 2006). Ook de wederkerigheid ontwikkelt zich steeds verder, wat tot uiting komt in de actieve deelname aan kiekeboespelletjes (Rome-Flanders & Cronk, 1995). Er treedt ook een beginnende empathie op, waarbij een kind probeert te troosten door iets te geven wat het zelf ook als troostend ervaart (Hoffman, 2000). In het daaropvolgende halfjaar evolueert de taalontwikkeling zeer snel, wat resulteert in het gebruik van tweewoordzinnetjes (MacWhinney, 2005). Kinderen leren op deze leeftijd ook symboliseren (Craig & Baucum, 2002; Rochat et al., 1999; Verhulst et al., 2003; Wetherby, 2006), wat belangrijk is bij de taal- en spelontwikkeling (Buruma & Blijd-Hoogewys, 2010). Op gebied van spel zien we dat het zich tot de leeftijd van 24 maanden hoofdzakelijk beperkt tot functioneel spel (Rubin, Fein, & Vandenberg, 1983), hoewel andere onderzoeken aantonen dat kinderen vanaf de leeftijd van 18 maanden doen-alsof-spel beginnen te ontwikkelen (Leslie, 1987; Piaget, 1962) of zelfs nog vroeger (Bosco, Friedman & Leslie, 2006). Een kind is vanaf 18 maanden ook in staat tot complexe imitatiespelletjes (Kaplan & Hafner, 2006). Empathie ontwikkelt zich verder en dit uit zich in altruïstisch gedrag (Eisenberg, 2005). Tijdens de overgang naar het derde levensjaar zijn kinderen in staat tot het voeren van korte gesprekjes (Kaplan & Hafner, 2006; Verhulst et al., 2003) waarbij ze hun beurt kunnen afwachten en gepast kunnen reageren op opmerkingen (Pan & Snow, 5
1999). Vanaf de leeftijd van 24 maanden leren ze bovendien om met andere kinderen te spelen (Verhulst et al., 2003). Ook de empathie ontwikkelt zich steeds verder. Kinderen kunnen rond de leeftijd van 24 maanden gepast reageren op emoties van anderen, bijvoorbeeld door hen te helpen of te troosten (Dawson et al., 2004). Vanaf de leeftijd van drie jaar beginnen kinderen echt samen te spelen en laten ze uitgebreid doen-alsof-spel zien (Rubin et al., 1983). Er ontstaan beginnende vriendschappen (Berk, 2006).
1.4.2 Sociaal-communicatieve vaardigheden bij kinderen met ASS Kinderen met ASS vertonen afwijkingen op sociaal-communicatief gebied (APA, 2000). Deze beperkingen zijn al zichtbaar in het eerste levensjaar (Werner, Dawson, Munson & Osterling, 2005) en misschien al in de eerste weken (Volkmar, 1987). In wat volgt worden de voornaamste beperkingen op sociaal-communicatief vlak besproken.
Met betrekking tot de sociale interactie is er in het algemeen sprake van een kwalitatieve tekortkoming aan sociale of emotionele wederkerigheid. Deze problemen kunnen zich uiten in moeilijkheden met het gebruik van non-verbale gedragingen zoals oogcontact, gezichtsuitdrukkingen, lichaamstaal en gebaren om de sociale interactie te reguleren (APA, 2000). Daarnaast zien we dat kinderen met ASS problemen hebben met het ontwikkelen van relaties met leeftijdsgenootjes. Jonge kinderen met ASS vertonen vaak een gebrek aan interesse in andere kinderen, of beschikken onvoldoende over sociale vaardigheden om te komen tot wederkerigheid en het delen van interesses. Een ander aspect is het gebrek aan vaardigheden om spontaan plezier of interesses te delen (Filipek et al., 1999). Een volgende vaardigheid is joint attention (Morgan et al., 2003). Kinderen met ASS vertonen beperkingen in joint attention (Dawson et al., 2002; DiLavore & Lord, 1995; Misailidi, 2002; Mundy, Sigman & Kasari,1994; Stone, Yoder, Hogan & Hepburn, 1997; Ousley, 1997; Warreyn, Roeyers & De Groote, 2005), zowel in het initiëren van als het reageren op joint attention (Landa, Holman & Garret-Mayer, 2007). Kinderen met
6
ASS ondervinden eveneens moeilijkheden met social referencing (Bacon et al., 1998).
Op gebied van verbale en non-verbale communicatie vertonen kinderen met ASS eveneens een aantal kwalitatieve beperkingen (APA, 2000). Bij sommige kinderen met ASS is er een achterstand of een volledige afwezigheid van de ontwikkeling van gesproken taal (Landa & Garrett-Mayer, 2006). Meer specifiek ervaren kinderen met ASS vooral pragmatische taalproblemen (Landa, 2000; Ozonoff & Miller, 1996; Ramberg, Ehlers, Nydén, Johansson & Gillberg, 1996). Bovendien slagen zij er vaak niet in om dit gebrek te compenseren aan de hand van gezichtsuitdrukkingen of gebaren. Bij personen met ASS die wel over een adequate spraak beschikken zien we een tekort aan vaardigheden om een conversatie op te starten of om een gesprek gaande te houden. Vaak treedt er bij personen met ASS stereotiep of idiosyncratisch taalgebruik op. Een typisch verschijnsel hierbij is het voorkomen van echolalie (Filipek et al., 1999).
Een laatste item bij de communicatie is het gebrek aan spel en verbeelding (Filipek et al., 1999). Met betrekking tot spel zien we dat kinderen met ASS evenveel functioneel spel vertonen als normaal ontwikkelende kinderen (Baron-Cohen, 1987; Charman et al., 2001; Warreyn et al., 2005). Wat doen-alsof-spel betreft is er minder eenduidigheid. Verschillende studies vinden hierbij beperkingen bij kinderen met ASS (Baron-Cohen, 1987; Brown & Whiten, 2000), maar ander onderzoek wijst op de aanwezigheid van enig doen-alsof-spel bij sommige kinderen met ASS (Libby, Powell, Messer & Jordan, 1998; Warreyn et al., 2005). Bovendien hebben kinderen met ASS hier minder moeite mee in een gestructureerde omgeving of wanneer het doen-alsof-spel uitgelokt wordt (Charman & Baron-Cohen, 1994; Jarrold, Boucher & Smith, 1993; Warreyn et al., 2005). Uit onderzoek blijkt dat kinderen met ASS eveneens problemen vertonen met de imitatie van doen-alsof-spel (Heimann, Ullstadius, Dahlgren & Gillberg, 1992; Libby, Powell, Messer & Jordan, 1997). Andere studies vinden geen verschil in de imitatie van eenvoudig doen-alsof-spel tussen kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen (McDonough, Stahmer, Schreibman & Thompson, 1997; Warreyn et al., 2005). Kinderen met ASS vertonen tot slot ook andere imitatieproblemen, zowel op gebied van onmiddellijke als van uitgestelde imitatie (Rogers, 1999). Deze beperking wordt in een aantal 7
onderzoeken bij oudere kinderen met ASS echter niet teruggevonden (Charman & Baron-Cohen, 1994; Libby et al., 1997; Morgan, Cutrer, Coplin & Rodrigue,1989).
Samengevat komt het er in grote lijnen op neer dat kinderen met ASS problemen hebben met joint attention met inbegrip van social referencing, imitatie en doen-alsofspel. Uit onderzoek komt echter geen eenduidig beeld naar voor met betrekking tot deze sociaal-communicatieve beperkingen. Hierbij willen we de opmerking maken dat joint attention, spel en imitatie verbonden zijn met de taalontwikkeling, zowel bij normaal ontwikkelende kinderen als bij kinderen met ASS (Charman et al., 2001; Lewis, Boucher, Lupton & Watson, 2000; Meltzoff, 1999; Mundy & Gomes, 1998; Stone & Yoder, 2001).
1.5 Intelligentie en ASS 1.5.1 Samenhang tussen intelligentiequotiënt (IQ) en ASS
Vroeger rapporteerden onderzoeken een zeer hoge samenhang tussen ASS en verstandelijke beperkingen. Men ging ervan uit dat ASS in 75% van de gevallen gepaard ging met een verstandelijke beperking, gedefinieerd als een IQ < 70 in combinatie met beperkingen in het dagelijks functioneren (Tsatsanis, 2005; Volkmar, Lord, Bailey, Schultz & Klin, 2004). Recentere onderzoeken weerleggen deze resultaten. Epidemiologische studies tonen aan dat ongeveer 50% van de kinderen met ASS een mentale beperking heeft (Bertrand et al., 2001; Chakrabarti & Fombonne, 2005; Charman et al., 2010). De studie van Charman et al. (2010) rapporteert een verstandelijke beperking (IQ < 70) bij 55.2% van de kinderen met ASS. 39.4% had een lichte verstandelijke beperking ( 50 ≥ IQ ≤ 69), 8.4% een matige verstandelijke beperking (35 ≥ IQ ≤ 49) en 7.4% een ernstige verstandelijke beperking (IQ < 35). 16.6% haalde een benedengemiddelde score (70 ≥ IQ ≤ 84) en 25.4% een gemiddelde score (85 ≥ IQ ≤ 114). 2.7% van de kinderen met ASS scoorde bovengemiddeld of hoogbegaafd (IQ > 115) (Charman et al., 2010).
8
1.5.2 Specifiek intelligentieprofiel bij ASS
Een profiel op de intelligentietesten van Wechsler (1991, 1997) met een sterkere score op het performale gedeelte ten nadele van het verbale gedeelte en een sterke score op de subtest Blokpatronen (Happé, 1994, Lincoln, Allen & Kilman, 1995; Joseph, Tager-Flusberg & Lord, 2002) werd traditioneel geassocieerd met autisme en werd zelfs beschouwd als mogelijk hulpmiddel bij de diagnostiek (Lincoln Courchesne, Kilman, Elmasian & Allen, 1988). Bovendien werd aangetoond dat kinderen met ASS die een discrepant intelligentieprofiel vertonen (in het voordeel van het PIQ), onder andere meer sociale problemen ervaren (Joseph et al., 2002; TagerFlusberg & Joseph, 2003; Black, Wallace, Sokoloff, & Kenworthy, 2009). Wat de subtesten betreft wordt een zwakke score op Begrijpen beschouwd als typisch voor een intelligentieprofiel van een persoon met ASS (Happé, 1995; Lincoln et al., 1995; Mayes & Calhoun, 2003; de Bruin, Verheij & Ferdinant, 2006). Uit de recente studie van Charman et al. (2010) blijkt dat er slechts een beperkt bewijs
is
voor
dit
specifieke
intelligentieprofiel.
Het
meest
voorkomende
intelligentieprofiel in dit onderzoek was een harmonisch intelligentieprofiel. Wat betreft de discrepantie tussen het performaal IQ (PIQ) en het verbaal IQ (VIQ) blijkt uit dit onderzoek dat deze slechts in beperkte mate aanwezig is. Het profiel waarbij PIQ > VIQ kwam wel iets vaker voor dan het profiel VIQ > PIQ (Charman et al., 2010). Ook uit een meta-analyse van 23 gepubliceerde studies blijkt dat een discrepant profiel in het voordeel van het PIQ niet consistent wordt teruggevonden in de literatuur (Siegel, Minshew & Goldstein, 1996). Deze bevindingen zijn in contrast met eerdere bevindingen (Lincoln et al., 1995; Mayes & Calhoun, 2003). Met betrekking tot de sterke en zwakke subtesten op de Wechsler-instrumenten komt er in de studie van Charman et al. (2010) enig bewijs naar voor. Blokpatronen komt in deze studie niet als een sterke subtest naar voor, hoewel dit in eerder onderzoek wel was vastgesteld (Happé, 1995; Lincoln et al., 1995; Mayes & Calhoun, 2003; Caron, Mottron, Berhiaume & Dawson, 2006). Onvolledige Tekeningen en Plaatjes Ordenen waren in deze studie wel sterke subtesten bij kinderen met ASS. De zwakke score op Begrijpen bij kinderen met ASS werd wel bevestigd in dit onderzoek (Charman et al., 2010). Deze resultaten zijn slechts gedeeltelijk consistent met bevindingen uit de literatuur. Charman et al. (2010) benadrukken dat de betekenis 9
van deze resultaten in een historische context geplaatst moet worden. De studies die wijzen op een specifiek intelligentieprofiel bij autisme dateren van enkele jaren geleden. Door de evolutie van het concept autisme zijn deze historische resultaten misschien minder van toepassing op de groep die tegenwoordig een diagnose ASS heeft (Charman et al., 2010).
1.5.3 Verband tussen IQ en sociaal-communicatieve vaardigheden bij ASS
Een discrepant intelligentieprofiel in het voordeel van het PIQ wordt geassocieerd met meer problemen op sociaal gebied bij kinderen met ASS (Black et al., 2009; Joseph et al., 2002; Tager-Flusberg & Joseph, 2003). Ook een disharmonisch intelligentieprofiel in het voordeel van het VIQ wordt geassocieerd met meer symptomen op sociaal gebied (Black et al., 2009). Kinderen met ASS die een goede score op het VIQ behalen, functioneren over het algemeen beter dan kinderen met ASS die een lager VIQ halen. Vooral op gebied van communicatie vertonen zij minder deficieten (Black et al., 2009). Black et al. (2009) rapporteren een positief
verband
tussen zowel PIQ
als VIQ en
communicatieve vaardigheden. In hun onderzoek komt dus een positieve correlatie naar voor tussen de algemene cognitieve ontwikkeling en communicatieve vaardigheden bij kinderen met ASS met een gemiddeld IQ. Voor de sociale vaardigheden is er een positief verband met het VIQ, maar er wordt geen verband gevonden tussen de sociale vaardigheden en het PIQ (Black et al., 2009). Hierbij maken Black et al. (2009) de kanttekening dat de problemen bij personen met ASS en een normaal IQ verder reiken dan het IQ op zich doet vermoeden.
10
1.6 Siblings van kinderen met ASS 1.6.1 Belang van onderzoek bij siblings van kinderen met ASS
1.6.1.1 Algemeen Om het belang aan te tonen van onderzoek bij siblings van kinderen met ASS gaan we eerst in op de omgevingsfactoren en vervolgens op de genetische factoren. Wat de omgeving betreft hebben verschillende auteurs gewezen op de cruciale rol die broers en zussen spelen in de ontwikkeling van kinderen (Dunn, 1988; Dunn & McGuire, 1992; Stoneman & Brody, 1993). Deze langdurige relatie beïnvloedt cognitieve, affectieve en sociale vaardigheden evenals de ontwikkeling van een positief zelfbeeld (Brody & Stoneman, 1986; Powell & Gallagher, 1993). Deze relaties vormen bovendien de basis voor de ontwikkeling van toekomstige sociale relaties (Barak-Levy, Goldstein & Weinstock, 2010). Het hebben van een sibling met ASS zorgt er echter voor dat de typische broer-zus-relatie niet altijd tot stand kan komen (Knott, Lewis & Williams., 1995; Stoneman, Brody, David, Crapps & Malone, 1991) aangezien een van de kernsymptomen van ASS een tekortkoming is op gebied van sociaal gedrag (Kaminsky & Dewey, 2001; Knott et al., 1995).
Een andere belangrijke factor die van siblings van kinderen met ASS een boeiende doelgroep maakt vinden we terug in de etiologie van ASS. Tegenwoordig is er consensus over het feit dat autisme het product is van een onderliggende genetische kwetsbaarheid (Rutter, 2000; Szatmari, Jones, Zwaigenbaum & MacLean, 1998). Dit gegeven wordt kracht bijgezet door een aantal tweelingen- en familiestudies die wijzen op een verhoogd voorkomen van ASS binnen genetische relaties (Bailey et al., 1995; Bolton et al., 1994; Folstein & Rutter, 1977; LeCouteur et al., 1996; MacLean et al., 1999; Zwaigenbaum et al., 2000). Siblings van kinderen met ASS lopen een groter risico om zelf ASS te ontwikkelen dan siblings van kinderen zonder ASS (Rutter, 2005). Bij siblings werd de prevalentie van ASS vroeger geschat op 600 tot 900 per 10 000 kinderen (Szatmari et al., 1998; Piven et al., 1997; Ritvo et al., 1989). Recentere studies bij grotere steekproeven rapporteren een prevalentie die
11
varieert van 1090 per 10 000 (Constantino, Zhang, Frazier, Abbacchi & Law, 2010) tot 1870 per 10 000 (Ozonoff et al., 2011).
Onderzoek wijst er verder op dat siblings van kinderen met ASS ook kwetsbaarder zijn om andere symptomen te ontwikkelen, zoals problemen op sociaal vlak en taalontwikkelingsproblemen,
emotionele
en
gedragsmoeilijkheden,
waaronder
angststoornissen, fobieën, depressie, hyperactiviteit/onoplettendheid en opstandig gedrag (Bailey, Palferman, Heavey & Le Conteur, 1998; Bolton, Pickles, Murphy & Rutter, 1998; Smalley, 1997). Het hoeft dan ook niet te verbazen dat er steeds meer onderzoek verricht wordt naar de effecten van het hebben van een sibling met ASS en naar hun ontwikkeling (Damiani, 1999; Fisman, Wolf, Ellison & Freeman, 2000; Lardieri, Blacher & Swanson, 2000; McHale & Gamble, 1989).
Ondanks deze kwetsbaarheid is het belangrijk om op te merken dat de meerderheid van de siblings van kinderen met ASS over het algemeen relatief goed functioneert op verschillende ontwikkelingsdomeinen in vergelijking met siblings van kinderen met een andere diagnose of in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen (Pilowsky, Yirmiya, Doppelt, Gross-Tsur & Shalev, 2004; Bågenholm & Gillberg, 1991; Ferrari, 1984; Gold, 1993; Kaminsky & Dewey, 2002; Mates, 1990; Rodrigue, Geffken & Morgan, 1993; Szatmari et al., 1993; Yirmiya et al., 2006; Gamliel, Yirmiya & Sigman, 2007).
1.6.1.2 The Broader Autism Phenotype
De genetische kwetsbaarheid van siblings komt verder tot uiting in het vaker voorkomen van mildere kenmerken van ASS, wat aangeduid wordt met de term ‘Broader Autism Phenotype’ (BAP). Rogers (2009) beschrijft dit brede fenotype als een geheel van subklinische karakteristieken die gerelateerd zijn aan de autistische triade. Deze kenmerken wijzen er enigszins op dat er sprake zou kunnen zijn van ASS, maar ze zijn onvoldoende om een diagnose binnen het autismespectrum te kunnen stellen (Piven et al., 1997; Wassink, Brzustowicz, Bartlett & Szatmari, 2004). We dienen echter op te merken dat onderzoekers sterk variëren in hun definiëring van het BAP, waardoor een operationele definitie momenteel nog niet werkzaam is 12
(Yirmiya et al., 2006). Als gevolg hiervan treedt er een grote variabiliteit op in de cijfergegevens met betrekking tot het voorkomen van deze mildere kenmerken. Naar schatting zou ongeveer 10 tot 20% van de ASS-siblings kenmerken van het BAP vertonen (Bolton et al., 1994). Andere onderzoeken rapporteren cijfergegevens van 25% (Yirmiya et al., 2006) of zelfs tot 40% (Losh, Childress, Lam & Piven, 2008). Hierbij dienen we op te merken dat deze onderzoekspopulaties zowel siblings bevatten die later zelf een ASS-diagnose krijgen als kinderen die louter kenmerken van het BAP vertonen als siblings die normaal ontwikkelen.
Ondanks het feit dat deze fenotypische verschijningsvormen geen diagnose binnen het autismespectrum opleveren, hebben ze toch een belangrijke invloed op de vroege ontwikkeling en leermogelijkheden van kinderen. De meest voorkomende problemen situeren zich op het sociaal-communicatieve domein, met een opmerkelijke vertraging in de taalontwikkeling (Stone, Caitlin, McMahon, Yoder & Walden, 2007).
Siblings van kinderen met ASS vormen dus een interessante onderzoekspopulatie. Niet alleen lopen ze meer risico op het ontwikkelen van ASS, maar daarnaast biedt onderzoek bij siblings de gelegenheid om vroege signalen van ASS en/of van het BAP te leren kennen. Bovendien creëert dit soort onderzoek de mogelijkheid om zicht
te
krijgen
op normatieve en verstoorde patronen
van de sociaal-
communicatieve ontwikkeling. Deze vorm van onderzoek breidt onze kennis uit over de vroege ontwikkeling van ASS en creëert de mogelijkheid om vroege diagnoses en gepaste interventie-initiatieven te ontwikkelen met als doel de kansen voor deze kinderen zoveel mogelijk te optimaliseren (Stone et al., 2007).
1.6.2 Sociaal-communicatieve vaardigheden bij siblings van kinderen met ASS
Bij studies waarin men vergelijkingen maakt tussen siblings van kinderen met ASS en siblings van normaal ontwikkelende kinderen zien we dat er in de literatuur een gebrek aan eenvormigheid is met betrekking tot het gebruik van methodes en de indeling van de onderzoeksgroepen. Bijgevolg zijn er veel discrepanties in de onderzoeksresultaten voor wat de kenmerken van het BAP bij siblings van kinderen 13
met ASS betreft (Rogers, 2009). Rogers (2009) geeft in haar overzichtsartikel aan dat significante groepsverschillen tussen hoge risicokinderen, zoals siblings van kinderen met ASS, en normaal ontwikkelende kinderen niet onmiddellijk beschouwd mogen worden als signalen voor een mogelijke ASS. Dit omwille van het feit dat er in de groep van de hoge risicokinderen vaak geen onderscheid gemaakt wordt tussen de kinderen die later wel en de kinderen die later geen ASS diagnose krijgen (Rogers, 2009). Een verminderd functioneren op groepsniveau betekent niet dat alle siblings van kinderen met ASS die kenmerken vertonen (Stone et al., 2007). Dit is een belangrijke kanttekening die in acht genomen moet worden bij het lezen van de volgende onderzoeksresultaten bij siblings van kinderen met ASS. Er zijn slechts enkele betrouwbare studies die specifiek focussen op siblings van kinderen met ASS die later geen ASS ontwikkelen (Toth, Dawson, Meltzoff, Greenson & Fein, 2007). Uit deze studies blijkt dat siblings van kinderen met ASS in hun ontwikkeling een zeer variabel vaardigheidsprofiel vertonen waarbij vooral verminderde vaardigheden op het vlak van sociale communicatie en taal optreden (Toth et al., 2007). Eerst en vooral wordt ingegaan op communicatie en taal om daarna enkele deficiënte sociaalinteractieve vaardigheden te bespreken.
Wat de communicatieve vaardigheden betreft, namelijk het gebruik van taal en gebaren, worden de volgende bevindingen in de literatuur teruggevonden. Een vertraagde taalontwikkeling en bijhorend het gebruik van gebaren zijn de eerste signalen die opgemerkt worden in het eerste levensjaar (Mitchell et al., 2006). Siblings van kinderen met ASS gebruiken minder betekenisvolle gebaren in de communicatie met anderen in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen (Cassel et al., 2007; Toth et al., 2007; Goldberg et al., 2005; Mitchell et al., 2006; Presmanes, Walden, Stone & Yoder, 2007; Stone et al., 2007; Yirmiya et al., 2006). Wat het gebruik van conventionele gebaren betreft, beschreven als het wegduwen van objecten of tonen van of wijzen naar objecten, werden er geen verschillen gevonden tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen tussen de leeftijd van 18 en 27 maanden (Toth et al., 2007). Gebaren zijn een vorm van communicatie die vooral van belang zijn in de ondersteuning van het belangrijkste communicatiemiddel bij uitstek, namelijk onze gesproken taal (Mitchell et al., 2006). Bijgevolg zien we dat er bij siblings van kinderen met ASS aangetoond is dat zowel de expressieve als de receptieve taalontwikkeling op de leeftijd van 12 14
maanden vertraagd is (Zwaigenbaum et al., 2005). Deze bevinding werd bevestigd in het onderzoek van Yirmiya et al. (2006) bij siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 14 maanden en op de leeftijd van 18 maanden in het onderzoek van Ozonoff, Rogers & Sigman (2005). In de ontwikkeling van communicatieve vaardigheden komt ook het belang van imitatie naar voor. Zwaigenbaum et al. (2005) rapporteerden dat siblings van kinderen met ASS, die later geen ASS ontwikkelen, op de leeftijd van 12 maanden geen problemen vertonen op het vlak van imitatie van lichaamsbewegingen, imitatie van uitspraken en imitatie van handelingen op objecten in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen. Toth et al. (2007) vonden geen groepsverschillen op de leeftijd van 20 maanden tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen, zelfs wanneer de siblings die later wel ASS ontwikkelden uit de groep gefilterd werden. Dit geldt zowel voor onmiddellijke als uitgestelde imitatie.
Op gebied van spel worden op groepsniveau geen verschillen gerapporteerd tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen voor zowel symbolisch als functioneel spel (Toth et al., 2007). Daarnaast merken Toth et al. (2007) op dat hoewel siblings van kinderen met ASS symbolisch spel vertonen, de frequentie en de variëteit ervan lager ligt in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen.
Wat de sociaal-interactieve vaardigheden bij siblings van kinderen met ASS betreft worden eveneens een aantal signalen opgemerkt in de vroege ontwikkeling die wijzen op tekortkomingen op sociaal-communicatief vlak. In het algemeen glimlachen ASS-siblings op de leeftijd van 6 maanden minder in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen (Cassel et al., 2007). Bovendien vertonen siblings minder hun sociale glimlach in de interactie in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen (Toth et al., 2007; Cassel et al., 2007). ASS-siblings ervaren daarnaast ook moeilijkheden in het maken van oogcontact (Merin, Young, Ozonoff & Rogers, 2007). Op het vlak van blikverschuiving en visueel volgen rapporteerden Toth et al. (2007) echter geen verschillen tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen. In het onderzoek van Brian et al. (2008) kwam ook naar voor dat er bij siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 18 maanden een verminderde respons op naam is. Een opmerkelijke bevinding met betrekking tot het 15
aspect ‘respons op naam’ werd gerapporteerd door Yirmiya et al. (2006) die in hun onderzoek aantoonden dat siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 4 maanden frequenter reageren in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen. Verder heeft onderzoek ook aangetoond dat ASS-siblings moeilijkheden ondervinden in het delen van plezier en het tonen van affectie
ten aanzien van hun
interactiepartner (Yirmiya et al., 2006; Cassel et al., 2007).
Wat joint attention betreft kan algemeen gesteld worden dat de vaardigheden in de triadische communicatie van ASS-siblings eerder beperkt zijn. Zo ervaren zij moeilijkheden in het reageren op joint attention, het initiëren van joint attention en het stellen van vraaggericht gedrag (Mitchell et al., 2006). Deze signalen zijn merkbaar voor de leeftijd van 18 maanden (Cassel et al., 2007; Goldberg et al., 2005; Mitchell et al., 2006; Presmanes et al., 2007; Stone et al., 2007; Yirmiya et al., 2006). Met betrekking tot de reactie op joint attention duiken uiteenlopende resultaten op. Yirmiya et al. (2006) vonden geen verschillen tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen bij de reactie op joint attention op de leeftijd van 14 maanden terwijl Goldberg et al. (2005) aangetoond hebben dat siblings van kinderen met ASS met een gemiddelde leeftijd van 17 maanden minder reageren op joint attention dan normaal ontwikkelende kinderen. Deze bevinding van Goldberg et al. (2005) wordt bevestigd in de studie van Cassel et al. (2007) bij siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 18 maanden. Deze bevindingen suggereren dat siblings van kinderen met ASS moeilijkheden ondervinden in het begrijpen van en het reageren op joint attention (Cassel et al, 2007).
Wat het initiëren van joint attention betreft rapporteren Goldberg et al. (2005) dat siblings van kinderen met ASS, met een gemiddelde leeftijd van 17 maanden, minder joint attention initiëren dan normaal ontwikkelende kinderen met een gemiddelde leeftijd van 15 maanden. Het onderzoek van Cassel et al. (2007) bevestigt dat ASSsiblings op de leeftijd van 15 maanden minder joint attention initiëren. Dit staat tegenover de bevindingen van Yirmiya et al. (2006) die geen beperkingen in het initiëren van joint attention vonden bij siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 14 maanden. Binnen het initiëren van joint attention valt ook het vertonen van vraaggericht gedrag (Cassel et al., 2007) in de betekenis van vragen naar hulp of een object (Mundy, Hogan & Doehring, 1996). Dit vraaggericht gedrag wordt in 16
sommige
onderzoeken
onderverdeeld
in
de
lagere
en
de
hogere
orde
initiatiemechanismen. Met de lagere orde mechanismen bedoelt men het maken van oogcontact om een verzoek duidelijk te maken of een object uit de omgeving te verkrijgen. De hogere orde initiatiemechanismen beschrijft men als de processen waarbij het kind een stuk speelgoed of een ander object geeft aan iemand anders of wijst naar het gewenste voorwerp (Cassel et al., 2007). In de huidige literatuur zijn er geen eenduidige resultaten terug te vinden in deze onderscheiden deelvaardigheden (Cassel et al., 2007). Cassel et al. (2007) vonden geen verschillen tussen siblings van kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen tussen de leeftijd van 8 tot 18 maanden op het vlak van lagere en hogere orde initiatiemechanismen. Yirmiya et al. (2006) stelden vast dat siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 14 maanden minder hogere orde initiatiemechanismen gebruiken dan normaal ontwikkelende kinderen. Ook Toth et al. (2007) gaven aan dat ASS-siblings in vergelijking met normaal ontwikkelende kinderen minder vraaggericht gedrag stellen in het algemeen en vooral minder wijzen en/of voorwerpen aanreiken in het bijzonder. Dit is niet in overeenstemming met de bevindingen van Goldberg et al. (2005), die aantoonden dat siblings van kinderen met ASS minder gebruik maken van zowel de lagere als de hogere orde initiatiemechanismen voor joint attention (Cassel et al., 2007).
Samenvattend kan gesteld worden dat siblings van kinderen met ASS als groep een spectrum van onsamenhangende, maar mogelijk gerelateerde moeilijkheden vertonen op het vlak van verwijzende communicatie, waaronder het initiëren van en het reageren op joint attention vallen. Deze beperkingen zijn merkbaar binnen de eerste 18 maanden van de kinderlijke ontwikkeling. De heterogeniteit in resultaten staat mogelijks in relatie met het feit dat de siblings van kinderen met ASS een heterogene onderzoeksgroep vormen (Cassel et al., 2007).
Bovendien is het belangrijk om op te merken dat de stoornissen op het sociaalcommunicatieve domein bij het merendeel van de ASS-siblings niet klinisch diagnosticeerbaar zijn maar slechts deel uitmaken van het BAP (Landa & GarrettMayer, 2006). Er kan dan ook geconcludeerd worden dat er een grote vorm van variabiliteit
is
in
sociaal-communicatieve
beperkingen
binnen
de
ASS-
siblingspopulatie (Yoder, Stone, Walden & Malesa, 2009). Dit alles in beschouwing 17
genomen, geven Brian et al. (2008) ook aan dat, wanneer we de assessment van risicokleuters voor ASS willen optimaliseren, we niet alleen belang mogen hechten aan de sociaal-communicatieve deficieten, maar zeker ook aandacht moeten hebben voor andere factoren zoals het temperament en de motorische ontwikkeling.
1.6.3 Intelligentie bij siblings van kinderen met ASS
1.6.3.1 Algemeen
Uit een studie van Fombonne, Bolton, Prior, Jordan & Rutter (1997) blijkt dat er geen verhoogde incidentie is van verstandelijke beperkingen bij eerstegraadsverwanten, waaronder Fombonne et al. (1997) ouders en siblings van personen met ASS verstaan, eens de siblings die zelf ook ASS hebben uit de steekproef werden verwijderd. Dit is een bevestiging van eerder onderzoek (Freeman et al., 1989; Szatmari et al., 1993).
Uit het onderzoek van Fombonne et al. (1997) blijkt dat
siblings van kinderen met ASS, die zelf ook kenmerken van het BAP vertonen, wel significant lagere IQ-scores halen en zwakkere scores halen op lees- en spellingstests dan normaal ontwikkelende siblings van kinderen met ASS. Dit wordt bevestigd in een onderzoek van van Yirmiya, Gamliel, Shaked & Sigman (2007). Zij vergeleken siblings van kinderen met ASS met siblings van normaal ontwikkelende kinderen op de leeftijd van 24 en 36 maanden. Hun resultaten tonen aan dat de meeste siblings van kinderen met ASS goed functioneren op cognitief vlak en dat ze daarin niet verschillen van siblings van normaal ontwikkelende kinderen (Yirmiya et al., 2007).
1.6.3.2 Specifiek intelligentieprofiel bij siblings van kinderen met ASS
De resultaten van de studie van Fombonne et al. (1997) tonen niet aan dat de specifieke profielen op de Wechsler-instrumenten, die gevonden worden bij personen met autisme, ook teruggevonden worden bij ouders of siblings van kinderen met ASS. In dat onderzoek wordt bij deze verwanten ook geen verhoogde kans gevonden op een verhoogd PIQ ten opzichte van het VIQ (Fombonne et al., 1997). Recente familiestudies rapporteren een profiel in het voordeel van het VIQ bij 18
normaal ontwikkelde eerstegraadsverwanten van kinderen met autisme (Folstein et al., 1999; Fombonne et al., 1997; Piven & Palmer, 1997). In de studie van Smalley en Asarnow (1990) scoren siblings van kinderen met ASS relatief goed op de subtest Blokpatronen. Fombonne et al. (1997) vonden in hun studie van ouders en siblings van kinderen met ASS geen evidentie voor een sterke score op Blokpatronen, noch voor een zwakke score op Begrijpen.
Hieruit kan geconcludeerd worden dat er in de literatuur geen consensus is over het voorkomen van een specifiek intelligentieprofiel bij siblings van kinderen met ASS. Wat hun intelligentieniveau betreft blijkt dat de meeste siblings relatief goed functioneren op cognitief vlak.
1.7 Probleemstelling en onderzoeksvragen Zoals uit voorgaande literatuurstudie blijkt, resulteert onderzoek dat siblings van kinderen met ASS als onderzoekssubjecten heeft vaak in tegenstrijdige bevindingen. Deze studie focust op siblings van kinderen met ASS in vergelijking met zowel een controlegroep als een groep kinderen met ASS. In dit onderzoek gaan we na hoe deze siblings functioneren op de leeftijd van 4 à 6 jaar, zowel op sociaalcommunicatief gebied als wat hun IQ betreft. Daarbij wordt er ook gezocht naar een eventueel verband tussen deze domeinen. Het IQ van de siblings en de kinderen met ASS wordt onderzocht, aangezien eerdere onderzoeken resulteren in tegenstrijdige bevindingen.
Voorgaand literatuuronderzoek mondt uit in de volgende onderzoeksvragen: Welke verschillen op sociaal-communicatief vlak worden teruggevonden in de vergelijking tussen kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen? Welke verschillen op sociaal-communicatief vlak worden gevonden in de vergelijking tussen ASS-siblings en normaal ontwikkelende kinderen? Aangezien sociaal-communicatieve tekortkomingen per definitie deel uitmaken van ASS, is de verwachting dat de ASS-groep meer problemen ervaart dan de siblings en de controlekinderen. Op basis van literatuuronderzoek met 19
betrekking tot siblings en meer specifiek met betrekking tot het BAP, verwachten we dat er bij de siblings een aantal kinderen tekorten vertoont op sociaal-communicatief vlak. Naar aanleiding van prevalentiecijfers van het BAP (Bolton et al., 1994) verwachten we echter ook dat een groot deel van de siblings normaal functioneert op sociaal-communicatief vlak. Is er een verschil op te merken in het IQ tussen enerzijds siblings en normaal ontwikkelende kinderen en anderzijds tussen kinderen met ASS en normaal ontwikkelende kinderen? Vinden we een specifiek intelligentieprofiel terug bij de ASS- en/of siblinggroep? Zijn er specifieke sterktes en zwaktes voor de verschillende groepen? Uit de literatuur komen geen eenduidige resultaten naar voor met betrekking tot het IQ bij kinderen met ASS. Op basis van het onderzoek van Charman et al. (2010) en omdat dit onderzoek deel uitmaakt van een ruimer onderzoek naar rekenvaardigheden, is de verwachting dat het merendeel van de kinderen een vrij normale intelligentiescore behaalt. Uit de meta-analyse van Siegel et al. (1996) blijkt dat een specifiek intelligentieprofiel bij kinderen met ASS niet consistent wordt gerapporteerd in de literatuur. De hypothese is dan ook dat er in dit onderzoek geen specifiek intelligentieprofiel naar voor komt bij de ASS-groep. Voor de siblings is de hypothese eveneens dat er geen specifiek intelligentieprofiel aanwezig is, aangezien uit de studie van Fombonne et al. (1997) blijkt dat er geen specifiek intelligentieprofiel wordt teruggevonden. Mogelijks wordt bij een aantal siblings een disharmonisch profiel teruggevonden in het voordeel van het VIQ, aangezien dit in een aantal recente familiestudies naar voor komt (Folstein et al., 1999; Fombonne et al., 1997; Piven & Palmer, 1997). Is er een verband tussen de sociaal-communicatieve vaardigheden en IQ binnen de verschillende groepen? Bij de kinderen met ASS is de veronderstelling dat er een positief verband is tussen het IQ en de communicatieve vaardigheden, aangezien deze samenhang ook naar voor komt in eerder onderzoek (Black et al., 2009). Bij de normaal ontwikkelende kinderen en de siblings wordt geen duidelijk verband verwacht. 20
2 METHODE 2.1 Deelnemers De steekproef bestond uit 104 kinderen, waarvan 72 jongens (69.20%) en 32 meisjes (30.80%). Binnen die groep worden drie subgroepen onderscheiden: een groep van 45 normaal ontwikkelende controlekinderen (29 jongens, 16 meisjes), een groep van 41 kinderen met ASS (36 jongens, 5 meisjes) en een groep van 18 siblings van kinderen met ASS (7 jongens, 11 meisjes). De kinderen uit de ASS-groep werden allen
gediagnosticeerd
door
een
multidisciplinair
team.
De
kinderen
die
participeerden aan dit onderzoek waren tussen 51 en 79 maanden oud. De gemiddelde leeftijd van de controlekinderen was 64.71 maanden (SD = 5.86), de kinderen met ASS waren gemiddeld 66.23 maanden (SD = 5.94) oud en de siblings waren gemiddeld 64.65 maanden (SD = 7.23) oud. Er was geen significant verschil in leeftijd tussen de groepen (² = 1.242, p = ns). Verder werd ook de Sociaaleconomische status (SES) berekend op basis van de procedure van Hollingshead voor zowel de moeder, de vader als het gezin. Deze SES was niet significant verschillend tussen de groepen (² = 2.857, p = ns). Tabel 1 geeft de kenmerken van de steekproef weer. Tabel 1 Beschrijving van de steekproef Controle
ASS
Siblings
Kruskal Wallis
n = 45
n = 41
n = 18
test ²
SES moeder
50.82 (9.84)
46.54 (14.32)
44.94 (16.39)
1.622
SES vader
46.53 (10.06)
45.40 (11.58)
44.33 (13.43)
0.170
SES totaal
49.11 (8.17)
45.48 (10.89)
44.64 (12.99)
2.857
Gemiddelde leeftijd in
64.71 (5.86)
66.23 (5.94)
64.65 (7.23)
1.242
29:16
36:5
7:11
² = 14.904**
maanden (WPPSI) Geslacht m:v
Noot: * = p < .05; ** = p < .01
21
Dit onderzoek maakt deel uit van een grootschalig longitudinaal onderzoek naar de rekenvaardigheden, de cognitieve vaardigheden, de visuo-spatiële vaardigheden en de sociaal-communicatieve vaardigheden van kinderen met ASS, siblings van kinderen met ASS en een controlegroep van normaal ontwikkelende kinderen. Van de oorspronkelijke dataset werden 19 controlekinderen verwijderd
om de
verschillende groepen meer vergelijkbaar te maken met betrekking tot leeftijd en geslacht.
De rekrutering van de kinderen met ASS en siblings gebeurde via verschillende kanalen. Eerst en vooral werd er een oproep geplaatst op de website van de Vlaamse Vereniging Autisme en Autisme Centraal. Op die manier konden ouders zich aanmelden om samen met hun kind(eren) met ASS en sibling(s) deel te nemen aan het onderzoek. Ten tweede werd er opnieuw contact opgenomen met kinderen die
reeds
eerder
meewerkten
aan
onderzoek
rond
sociaal-communicatief
functioneren. Nadat de ouders een informatiebrief ontvangen hadden werden ze telefonisch gecontacteerd. Oorspronkelijk werden deze kinderen gerekruteerd via het Centrum voor Ontwikkelingsstoornissen en via een bericht op de meest relevante websites in verband met ASS in Vlaanderen. Daarnaast werd, in samenwerking met Sig vzw, een oproepbrief naar alle Centra voor Ambulante Revalidatie over heel Vlaanderen gestuurd. Als laatste werd er een oproep verspreid naar de thuisbegeleidingsdienst Tanderius vzw en enkele scholen voor buitengewoon onderwijs. De controlekinderen werden gerekruteerd via kinderdagverblijven en door een informatiebrief te versturen naar de ouders van kinderen die reeds eerder deelgenomen hadden aan onderzoek rond sociaal-communicatief functioneren of rond rekenvaardigheden. Zoals bij de rekrutering van kinderen met ASS en hun siblings werden ook deze ouders na het ontvangen van de oproepbrief telefonisch gecontacteerd.
Ouders die bereid waren om mee te werken werden geïnformeerd over het verloop en de doelstellingen van het onderzoek. Hun medewerking werd schriftelijk vastgelegd aan de hand van een informed consent waarin ze de toestemming gaven om gedurende drie jaar mee te werken aan het onderzoek. Deelname aan het onderzoek gebeurde op vrijwillige basis. Er werd een kleine beloning voorzien voor
22
elk kind in de vorm van een doosje met daarin enkele snoepjes en stoepkrijt. De ouders konden op eender welk moment beslissen om uit het onderzoek te stappen.
Alle deelnemers werden getest in een prikkelarme ruimte aan een tafeltje aangepast aan de leeftijd van het kind. De meerderheid van de onderzoeken vond plaats aan de Faculteit Psychologie en Pedagogische Wetenschappen (FPPW) van de Universiteit Gent. Enkelen werden onderzocht in een Centrum voor Ambulante Revalidatie of in de thuissituatie, eveneens in een prikkelarme ruimte.
2.2 Meetinstrumenten en vragenlijsten Dit onderzoek focust op sociaal-communicatieve vaardigheden en het IQ van siblings van kinderen met ASS. Om deze vaardigheden na te gaan werd gebruik gemaakt van de WPPSI-III-NL, de ADOS-G, de SRS en de CCC-2-NL.
2.2.1 WPPSI-III-NL De Wechsler Preschool and Primary Scale of Intelligence Third Edition – Nederlandstalige bewerking (WPPSI-III-NL) (Wechsler, 2002; vertaling naar het Nederlands door Hendriksen & Hurks (WPPSI-III-NL), 2009) is een testbatterij voor het meten van de algemene cognitieve capaciteiten of intelligentie bij kinderen van 2 jaar en 6 maanden tot 7 jaar en 11 maanden. Deze test bestaat uit veertien subtesten waarvan in dit onderzoek enkel de kernsubtesten werden afgenomen, namelijk Woordenschat, Informatie, Woord Redeneren, Blokpatronen, Matrix Redeneren, Plaatjes Concepten en Substitutie. Op basis daarvan kunnen vijf IQ- en Indexscores bepaald worden: Verbaal IQ (VIQ), Performaal IQ (PIQ), Totaal IQ (TIQ), Verwerkingssnelheidquotiënt (VS) en de Algemene Taal Index (ATI). De test wordt individueel afgenomen aan de hand van pen en papier en de nodige materialen zoals de instructiemap en de blokken. De duur van de afname varieert tussen de 30 en de 90 minuten (Wechsler, 2002). Per subtest worden de ruwe scores bij elkaar opgeteld. Deze scores worden dan geschaald aan de hand van normtabellen. De verschillende IQ- en Indexscores
23
worden bepaald op basis van een sommatie van de geschaalde subtestscores. De IQ- en Indexscores kennen een gemiddelde van 100 en een standaarddeviatie van 15. Daarnaast worden er ook betrouwbaarheidsintervallen en percentielen weergegeven (Wechsler, Hendriksen & Hurks, 2009). In dit onderzoek werd er gebruik gemaakt van de geschaalde totaal- en subtestscores. De WPSSI-III-NL beschikt over recente Vlaamse normen die dateren van 2009. De COTAN-beoordeling (2007) toont aan dat zowel het testmateriaal als de handleiding van goede kwaliteit zijn. Daarnaast is de score voor betrouwbaarheid en validiteit voldoende. De beoordeling van de criterium- en begripsvaliditeit is respectievelijk voldoende en goed (Evers, Braak, Frima & Vliet-Mulder, 2009-2011).
2.2.2 ADOS-G De Autism Diagnostic Observation Schedule – Generic (ADOS-G) (Lord, Rutter, DiLavore & Risi, 1999, vertaling naar het Nederlands door de Bildt & de Jonge, 2008) is een semi-gestructureerd, gestandaardiseerd instrument voor de assessment van communicatie, sociale interactie, spel en verbeelding dat oorspronkelijk ontwikkeld werd voor personen met een vermoeden van ASS. Sociaal-communicatieve initiatieven en responsen worden uitgelokt door een onderzoeker die hiervoor gestructureerde activiteiten en materialen gebruikt (Lord et al., 2000b). De ADOS-G bestaat uit vier modules, die gebaseerd zijn op het ontwikkelingsniveau en de expressieve taalvaardigheden van het kind/de jongere/de volwassene. Module 1 richt zich op kinderen die preverbaal zijn of hooguit losse woordjes gebruiken. Module 2 focust zich op kinderen met een expressief taalniveau waarbij korte zinnetjes worden gebruikt, maar bij wie er nog geen sprake is van vloeiend taalgebruik. De derde module richt zich op kinderen en adolescenten waarbij een vloeiend taalgebruik verondersteld wordt. De laatste module wordt gebruikt bij adolescenten en volwassenen die over een vloeiend taalgebruik beschikken (Lord et al., 2000b).
In dit onderzoek werd gebruik gemaakt van Module 2, die bestaat uit 14 taken met 28 bijhorende scores. Het afnemen van deze module gebeurt door een getrainde onderzoeker en duurt 30 tot 45 minuten. De scoring van de ADOS-G gebeurt na de afname op basis van een video-opname. Voor de meeste scores variëren de scores 24
van 0 (niet abnormaal) tot 2 of 3 (sterk afwijkend, abnormaal). De scoring gebeurt op basis van kwantitatieve en kwalitatieve aspecten en geeft een indicatie van de klinische impact en de ernst van de problemen (De Groote, Roeyers, & Warreyn, 2006). De scores zijn ingedeeld in vijf domeinen: (a) Taal en communicatie, (b) Wederkerige sociale interactie, (c) Spel, (d) Stereotiepe gedragingen en beperkte interesses en (e) Overige afwijkende gedragingen (Lord et al., 2000b). De scoring van de ADOS kan verlopen volgens een oud of een nieuw algoritme (Gotham, Risi, Pickles & Lord, 2007). Aangezien het nieuwe algoritme nog niet frequent gebruikt wordt in de klinische praktijk, gebeurde de scoring in het kader van dit onderzoek volgens het oude algoritme. De ADOS werd enkel afgenomen van de siblings en van de kinderen met ASS.
Wat de validiteit en de betrouwbaarheid betreft, blijkt uit het onderzoek van Lord et al. (2000b) dat deze goed tot zeer goed zijn zowel op itemniveau als op vlak van de schaalscores en de totaalscore.
2.2.3 SRS
De Social Responsiveness Scale (SRS) (Constantino et al., 2003, vertaling naar het Nederlands door Roeyers & Thys, 2007) is een vragenlijst bestaande uit 65 items die verschillende dimensies van interpersoonlijk gedrag, communicatie en repetitief of stereotiep gedrag bevragen. De items meten de volledige range van de ernst waarin autistische symptomen kunnen voorkomen. De items kunnen onderverdeeld worden in vijf subschalen: (a) Sociaal bewustzijn, (b) Sociale cognitie, (c) Sociale communicatie, (d) Sociale motivatie en (e) Autistische preoccupaties. Het instrument wordt ingevuld door de ouder(s) en dit duurt zo’n 15 tot 20 minuten (Constantino et al., 2003).
De items worden gescoord op een vierpuntenschaal (0= niet waar, 1= soms waar, 2= vaak waar, 3= bijna altijd waar). De ruwe scores worden aan de hand van Vlaamse normtabellen omgezet in T-scores die een gemiddelde hebben van 50 en een standaarddeviatie van 10 . De totaalscore geeft een beeld van de ernst van de sociale beperkingen binnen het autismespectrum. Een hoge score op de SRS wijst 25
op meer sociale problemen. Een score hoger dan 76 wijst op ernstige tekortkomingen in de sociale responsiviteit, tussen 61 en 75 spreekt men van milde tot matige tekortkomingen, een score tussen 40 en 60 duidt op een normale mate van sociale responsiviteit en bij een score lager dan 40 spreekt men van een hoge mate van sociale responsiviteit. Bij kinderen met ASS verwacht men dat de totaalscore wijst op milde tot matige of ernstige tekortkomingen (Constantino et al., 2003). Binnen dit onderzoek werd enkel gebruik gemaakt van de totaalscore van de SRS.
De SRS mag beschouwd worden als een valide instrument voor de assessment van klinisch significante autistische kenmerken (Constantino et al., 2003).
2.2.4 CCC-2-NL De Children’s Communication Checklist – Second Edition (CCC-2) (Bishop, 2003; vertaling naar het Nederlands door Geurts (CCC-2-NL), 2007) is een instrument dat gebruikt wordt om zicht te krijgen op de communicatieve vaardigheden bij kinderen van 4 tot 15 jaar. Het doel van de CCC-2-NL is drieledig: ten eerst wil men aan de hand van deze checklist kinderen screenen waarbij er een vermoeden van spraak- of taalmoeilijkheden is. Daarnaast wil men pragmatische problemen identificeren bij kinderen met communicatieproblemen. Tot slot is de CCC-2-NL een instrument om kinderen te identificeren die verder onderzocht moeten worden met betrekking tot ASS. Het invullen van de CCC-2-NL duurt 10 tot 20 minuten (Geurts, 2007) en gebeurde in dit onderzoek door de ouder(s).
De CCC-2-NL bestaat uit 70 meerkeuzevragen die onderverdeeld zijn in tien schalen: (a) Spraakproductie, (b) Syntax, (c) Semantiek, (d) Coherentie, (e) Ongepaste initiatie, (f) Stereotiepe taal, (g) Gebruik van context, (h) Niet-verbale communicatie, (i) Sociale relaties en (j) Interesses (Volden & Philips, 2010). Elke vraag wordt gescoord op een vierpuntenschaal (0= minder dan eens per week of nooit, 1= minstens eens per week, maar niet elke dag, 2= één of twee keer per dag en 3= meer dan twee keer per dag of altijd).
26
Naast deze schaalscores worden drie samengestelde scores berekend: de Algemene Communicatie Score (ACS), de Sociale Interactie Score (SIS) en de Pragmatiekscore.
Een
communicatieproblemen.
ACS Een
vanaf
104
Pragmatiekscore
is
indicatief vanaf
53
voor is
algemene
indicatief
voor
pragmatische problemen. De SIS is een verschilscore die enkel geïnterpreteerd wordt indien de ACS 104 of meer is. De SIS dient om een onderscheid te maken tussen kinderen met meer structurele dan pragmatische problemen en omgekeerd. Een SIS van -10 of lager wijst op meer structurele dan pragmatische problemen. Een SIS van 10 of hoger wijst op meer pragmatische dan structurele problemen. Een hoge ACS en een hoge SIS zijn indicatief voor ASS (Geurts, 2007). In dit onderzoek werd enkel gebruik gemaakt van de drie totaalscores op de CCC-2-NL.
De CCC-2-NL beschikt over recente Nederlandse normen en de COTAN-beoordeling (2007) wijst op een goede kwaliteit van het testmateriaal en de handleiding. Zowel de normen als de betrouwbaarheid zijn voldoende, de beoordeling voor de begripsvaliditeit en criteriumvaliditeit is onvoldoende (Evers et al., 2009-2011).
2.3 Procedure De ouder(s) en het kind werden voor een eerste sessie gezien op de FPPW, in de thuissituatie of in een Centrum voor Ambulante Revalidatie. Aangekomen in de onderzoeksruimte kreeg het kind even de tijd om te wennen aan de omgeving terwijl de ouder(s) geïnformeerd werd(en) over het verloop van de onderzoekssessie. Daarnaast werd hen gevraagd om gedurende het onderzoek enkele vragenlijsten in te vullen die peilen naar de sociaal-communicatieve vaardigheden van hun zoon of dochter. Het onderzoekslokaal, gelegen op de vierde verdieping van de FPPW, is een prikkelarme ruimte waarin zwarte gordijnen de muren en het raam verbergen. Op dit gordijn waren vier afbeeldingen van Winnie The Pooh (Winnie the Pooh ® 40x50 cm) bevestigd. Achteraan de ruimte was een tafel voorzien met twee stoelen waaraan de ouder(s) kon(den) plaatsnemen om de vragenlijsten in te vullen en het onderzoek mee te volgen. Naast de tafel stond een statief opgesteld waarop een camera bevestigd was die niet functioneel was tijdens dit onderzoek. In twee overstaande hoeken was aan het plafond opnameapparatuur voorzien om het 27
onderzoek audiovisueel te registreren. In het midden van het onderzoekslokaal lag een kleurrijke speelmat en stond een tafeltje op kindermaat waaraan het onderzoek uitgevoerd werd. In de ene hoek van het lokaal stond een tafel waarop materiaal van de onderzoeker gelegd werd zoals het dossier van het kind, schrijfgerei, de beloning voor het kind en scoringsformulieren voor het onderzoek. In de andere hoek bevond zich een bureaustoel en een tafeltje waarop de volgende zaken terug te vinden waren: een monitor, papier en een mand voorzien met extra speelgoed. Naast het tafeltje stond een tussenwand waarachter een deel van het onderzoeksmateriaal bewaard werd. Nadat de ouder ingelicht was en de eerste kennismaking met het kind voltrokken was, namen het kind en de onderzoeker plaats aan het tafeltje. Het kind zat met de rug naar de ouder(s) toe, de onderzoeker nam plaats recht tegenover het kind. Het onderzoek ging van start met de afname van de WPPSI-III-NL (Wechsler, 2002). Daarna kreeg het kind een fruitsapje en een koekje om even te pauzeren. Na deze korte onderbreking werd de ADOS-G (Lord et al., 1999) afgenomen. In het kader van het ruimer onderzoek naar rekenvaardigheden werden ook nog twee rekentaken afgenomen. De resultaten hiervan werden echter niet opgenomen in deze studie. Ieder onderzoek startte met de afname van de WPPSI-III-NL (Wechsler, 2002), maar afhankelijk van de taakspanning van het kind kon de volgorde van de andere taken gewijzigd worden.
2.4 Data-analyse
Een Kolmogorov-Smirnov test toonde aan dat een substantieel deel van de variabelen niet normaal verdeeld was. Om die reden werd ervoor gekozen om alle hypothesen non-parametrisch te toetsen. Om na te gaan welke verschillen er zijn op sociaal-communicatief gebied tussen de verschillende groepen voor de scores op de SRS en de CCC-2-NL werd eerst en vooral een Kruskal Wallis test uitgevoerd. Voor alle items die resulteerden in een significante p-waarde op de Kruskal Wallis test werd vervolgens een Mann-Whitney U test uitgevoerd om groepsvergelijkingen te maken tussen telkens twee groepen (Controlekinderen – Kinderen met ASS; Controlekinderen – Siblings; Siblings – Kinderen met ASS). Aangezien de verhouding tussen jongens en meisjes significant verschilde tussen de groepen (² = 14.904, p < .01) werd ook telkens een 28
afzonderlijke groepsvergelijking uitgevoerd voor beide geslachten. De ADOS werd enkel gebruikt in de vergelijking tussen kinderen met ASS en siblings aangezien er geen ADOS afgenomen werd bij de controlekinderen. Om de hypothesen rond intelligentie te toetsen werd eveneens eerst een Kruskal Wallis test uitgevoerd om de verschillen tussen de drie groepen na te gaan. Daarna werd via een Wilcoxon test gekeken binnen de groepen naar het verschil tussen VIQ en PIQ. Ook de gemiddelde scores voor de verschillende groepen werden berekend. Daarnaast werd een Mann-Whitney U test uitgevoerd om de verschillen tussen de groepen gedetailleerd na te gaan. Om sterke en zwakke subtesten van elkaar te onderscheiden werd een Friedman Test uitgevoerd voor de verschillende groepen. Vervolgens werd aan de hand van een Wilcoxon test nagegaan welke specifieke subtesten significant van elkaar verschilden. Tot slot werd aan de hand van Spearman correlatiecoëfficiënten ook de samenhang tussen IQ en sociaalcommunicatieve vaardigheden berekend. De gemiddelde waarden in de resultaten zijn puur informatief bedoeld om interpretatie van de testresultaten te vergemakkelijken. In deze Masterproef wordt enkel gebruik gemaakt van totaalscores van de SRS en de CCC-2-NL. Een uitgebreide bespreking van alle subschalen is te vinden in de geassocieerde Masterproef van Sifrien De Sutter. Van de ADOS en de WPPSI-III-NL werden wel alle subscores gebruikt.
29
3 RESULTATEN 3.1 Sociaal-communicatieve vaardigheden 3.1.1 SRS
In Tabel 2 wordt een overzicht gegeven van de totaalscores op de SRS binnen de verschillende groepen. Van 2 kinderen met ASS ontbreken de gegevens van de SRS. Tabel 2 Interpretatie van de totale T-scores op de SRS Geen
Milde tot matige
Ernstige
tekortkomingen
tekortkomingen
tekortkomingen
Controlekinderen
45 (100%)
0
0
0
Kinderen met ASS
3 (7.32%)
12 (29.27%)
24 (58.54%)
2 (4.88%)
15 (83.33%)
2 (11.11%)
1 (5.56%)
0
Siblings
Missing
Om de verschillen tussen de drie groepen na te gaan werd een Kruskal Wallis test uitgevoerd. Hieruit blijkt dat de drie groepen significant van elkaar verschillen op de totaalscore (² = 66.000, p < .001) van de SRS (Zie Tabel 3). De analyses voor jongens en meisjes afzonderlijk leveren gelijkaardige resultaten op. Meer specifiek wijzen afzonderlijke Mann-Whitney U analyses uit dat de kinderen met ASS
gemiddeld
een
hogere
totaalscore
halen
dan
de
siblings
en
de
controlekinderen, die onderling niet van elkaar verschillen (Controlekinderen: M = 47.73, SD = 5.54; Kinderen met ASS: M = 84.13, SD = 19.05; Siblings: M = 52.72, SD = 11.20; Controlekinderen – Kinderen met ASS: Mann-Whitney U = 11.000, p < .001; Controlekinderen – Siblings: Mann-Whitney U = 326.000, p = ns; Kinderen met ASS – Siblings: Mann-Whitney U = 48.000, p < .001). Tabel 3 geeft deze resultaten schematisch weer. Geslachtsgebonden analyses leveren dezelfde resultaten op.
30
Tabel 3 Groepsvergelijkingen SRS en CCC-2-NL Groepsgemiddelde M (SD)
Mean Rank
Mann-Whitney U
Kruskal Wallis ²
CK
ASS
Siblings
CK
ASS
Siblings
Overall
CK-ASS
CK-
ASS-
siblings
siblings
SRS Totale score
30.49
81.49
39.06
47.73 (5.54)
84.13 (19.05)
52.72 (11.20)
66.000***
11.000***
326.000
48.000***
Algemene communicatie
30.99
78.12
39.03
70.64 (14.67)
108.71 (13.16)
76.39 (20.17)
57.104***
29.000***
330.500
52.000***
Sociale interactie
44.54
66.62
26.86
-2.73 (6.14)
5.03 (9.62)
-8.28 (8.07)
25.636***
381.000***
221.500**
91.000***
Pragmatiek
32.98
78.07
34.14
35.62 (8.17)
58.53 (8.95)
36. 50 (13.38)
55.936***
25.000***
386.000
57.500***
CCC-2-NL
Noot: * = p < .05; ** = p < .01, *** = p < .001; CK = controlekinderen; ASS = kinderen met ASS
Tabel 4 Beschrijvende gegevens CCC-2-NL Geen indicatie voor
Indicatie voor algemene
Indicatie voor pragmatische
Missing
communicatieproblemen
communicatieproblemen
taalproblemen
(ACS ≤ 104)
(ACS > 104)
(Pragmatiekscore > 53)
Controlekinderen
45 (100%)
0
1 (2.22%)
0
Kinderen met ASS
13 (31.71%)
21 (51.22%)
23 (56.10%)
7 (17.07%)
Siblings
17 (94.44%)
1 (5.56%)
2 (11.11%)
0
31
3.1.2 CCC-2-NL
Tabel 4 geeft een overzicht van de scores op de Algemene Communicatie Score en de Pragmatiekscore voor de verschillende groepen. Van 7 kinderen met ASS ontbreken de gegevens van de CCC-2-NL of werden deze niet gebruikt omdat de verbale items niet van toepassing waren. Bij de siblings en de controlekinderen zijn er geen ontbrekende gegevens. De Kruskal Wallis test tussen de drie groepen wijst op significante verschillen op de drie totaalscores (Algemene Communicatie: ² = 57.104, p < .001; Sociale Interactie:
² = 25.636, p < .001; Pragmatiek: ² = 55.936, p < .001) van de CCC-2-NL. Bij de geslachtsgebonden analyses worden deze resultaten grotendeels bevestigd. Bij de vergelijking van de resultaten tussen de controlegroep en de ASS-groep worden significante groepsverschillen gevonden voor de drie totaalscores (Algemene Communicatie: Controlegroep: M = 70.64, SD = 14.67; ASS-groep: M = 108.71, SD = 13.16; Mann-Whitney U = 29.000, p < .001; Sociale Interactie: Controlegroep: M = 2.73, SD = 6.14; ASS-groep: M = 5.03, SD = 9.62; Mann-Whitney U = 381.000, p < .001; Pragmatiek: Controlegroep: M = 35.62, SD = 8.17; ASS-groep: M = 58.53, SD = 8.95; Mann-Whitney U = 25.000, p < .001). In de analyses volgens geslacht worden deze bevindingen grotendeels bevestigd. De vergelijking tussen controlekinderen en siblings wijst enkel op een significant verschil tussen beide groepen voor de totaalscore Sociale Interactie (Siblings: M = 8.28, SD = 8.07; Controlekinderen: M = -2.73, SD = 6.14; Mann-Whitney U = 221.500, p < .01). In de geslachtsgebonden analyses wordt dit grotendeels bevestigd. Bij de derde groepsvergelijking werden kinderen met ASS vergeleken met siblings. Uit deze analyse blijkt dat er significante verschillen zijn tussen beide groepen voor alle totaalscores (Algemene Communicatie: Siblings: M = 76.39, SD = 20.17; ASSgroep: M = 108.71, SD = 13.16; Mann-Whitney U = 52.000, p < .001; Sociale Interactie: Siblings: M = -8.28, SD = 8.07; ASS-groep: M = 5.03, SD = 9.62; MannWhitney U = 91.000, p < .001; Pragmatiek: Siblings: M = 36.50, SD = 13.38; ASSgroep: M = 58.53, SD = 8.95; Mann-Whitney U = 57.500, p < .001). In geslachtsgebonden analyses wordt dit grotendeels bevestigd. In Tabel 3 worden de 32
resultaten van de groepsvergelijkingen van de SRS en de CCC-2-NL schematisch weergegeven.
3.1.3 ADOS
Voor de ADOS werden enkel de kinderen met ASS en de siblings met elkaar vergeleken, aangezien er van de controlekinderen geen ADOS werd afgenomen. Deze analyse (Zie Tabel 5) toont aan dat er een significant verschil is tussen beide groepen op alle totaalscores van de ADOS (Taal en communicatie: Kinderen met ASS: M = 2.90, SD = 2.09; Siblings: M = 1.17, SD = 1.20; Mann-Whitney U = 167.500, p < .01; Wederkerige sociale interactie: Kinderen met ASS: M = 4.80, SD = 3.30; Siblings: M = 1.33, SD = 1.46; Mann-Whitney U = 116.500, p < .001; Taal en communicatie + Wederkerige sociale interactie: Kinderen met ASS: M = 7.70, SD = 5.09; Siblings: M = 2.50, SD = 2.41; Mann-Whitney U = 117.500, p < .001; Spel: Kinderen met ASS: M = .93, SD = .69; Siblings: M = .11, SD = .32; Mann-Whitney U = 131.000, p < .001; Stereotiepe gedragingen en interesses: Kinderen met ASS: M = .98, SD = 1.21; Siblings: M = .28, SD = .67; Mann-Whitney U = 212.000, p < .01). Analyses voor de jongens en meisjes apart resulteren in grotendeels gelijkaardige bevindingen.
Tabel 5 Groepsvergelijking ADOS tussen kinderen met ASS en siblings Mean Rank
Groepsgemiddelde M
Mann-
(SD)
Whitney U
ASS
Siblings
ASS
Siblings
Taal en communicatie
34.31
18.81
2.90 (2.09)
1.17 (1.20)
167.500**
Wederkerige sociale interactie
35.59
15.97
4.80 (3.30)
1.33 (1.46)
116.500***
Communicatie + interactie
35.56
16.03
7.70 (5.09)
2.50 (2.41)
117.500***
Spel
35.23
16.78
.93 (.69)
.11 (.32)
131.000***
Stereotiepe gedragingen en interesses
33.20
21.28
.98 (1.21)
.28 (.67)
212.000**
Noot: * = p < .05; ** = p < .01, *** = p < .001; ASS = Kinderen met ASS; / = niet berekend wegens ordinaal meetniveau
33
Er zijn 23 kinderen met ASS (56.10%) die de cut-off voor ASS volgens het oude algoritme van de ADOS niet halen, 9 kinderen (21.95%) scoren binnen het spectrum en 8 (19.51%) halen de cut-off voor autisme. Van 1 kind met ASS (2.44%) ontbreken de gegevens van de ADOS. Bij de siblings haalt 1 kind (5.56%) de cut-off voor het autismespectrum, 17 siblings (94.44%) scoren niet binnen het autismespectrum. Beide groepen verschillen significant van elkaar wat classificatie betreft (Zie Tabel 6). Tabel 6 Classificatie ADOS 0 (geen ASS)
1 (ASS)
2 (Autisme)
Missing
Kinderen met ASS
23 (56.10%)
9 (21.95%)
8 (19.51%)
1 (2.44%)
Siblings
17 (94.44%)
1 (5.56%)
0
0
² 8.124*
Noot: *= p < .05
3.2 Intelligentie 3.2.1 Specifiek intelligentieprofiel
3.2.1.1 Tussen de groepen
Uit de algemene Kruskal Wallis test blijkt dat er significante verschillen zijn tussen de verschillende groepen voor Woordenschat (² = 13.865, p < .01 ), Woord Redeneren (² = 15.554, p < .001), Substitutie (² = 13.127, p < .01), VIQ (² = 12.826, p < .01) en TIQ (² = 8.253, p < .05). De geslachtsgebonden analyses bevestigen dit enkel grotendeels voor de jongens, voor de meisjes worden geen significante verschillen gevonden tussen de verschillende groepen. Bij de siblings ontbreken de intelligentiegegevens van 1 kind, in de ASS-groep werd van 2 kinderen geen WPPSIIII-NL afgenomen. De groepsvergelijking tussen controlekinderen en de kinderen met ASS voor de resultaten op de WPPSI-III-NL toont aan dat er significante verschillen zijn tussen beide groepen voor de score op het VIQ (Controlekinderen: M = 111.11, SD = 11.56; Kinderen met ASS: M = 102.59, SD = 15.60; Mann-Whitney U = 554.000, p < .01) en TIQ (Controlekinderen: M = 109.73, SD = 13.06; Kinderen met ASS: M = 102.95, SD = 16.53; Mann-Whitney U = 635.000, p < .05). Wat de subschalen betreft is er een 34
significant verschil voor de score op Woordenschat (Controlekinderen: M = 13.51, SD = 3.12; Kinderen met ASS: M = 11.44, SD = 3.11; Mann-Whitney U = 512.500, p < .01), Woord Redeneren (Controlekinderen: M = 11.96, SD = 2.27; Kinderen met ASS: M = 10.08, SD = 3.27; Mann-Whitney U = 551.500, p < .01) en Substitutie (Controlekinderen: M = 10.80, SD = 2.62; Kinderen met ASS: M = 8.90, SD = 3.04; Mann-Whitney U = 542.000, p < .01). Voor de jongens afzonderlijk worden deze resultaten grotendeels bevestigd. Bij de tweede groepsvergelijking werden de resultaten op de WPPSI-III-NL van de controlekinderen vergeleken met die van de siblings. Hieruit blijkt dat er geen significante verschillen zijn tussen beide groepen (Zie Tabel 7). Ook uit de geslachtsgebonden analyses komen geen significante verschillen naar voor. De vergelijking tussen kinderen met ASS en siblings wijst op significante verschillen tussen beide groepen op de score voor VIQ (Kinderen met ASS: M = 102.59, SD = 15.60; Siblings: M = 114.59, SD = 10.31; Mann-Whitney U = 158.500, p < .01), TIQ (Kinderen met ASS: M = 102.95, SD = 16.53; Siblings: M = 114.71, SD = 12.60; Mann-Whitney U = 184.000, p < .01), Woordenschat (Kinderen met ASS: M = 11.44, SD = 3.11; Siblings: M = 14.00, SD = 2.35; Mann-Whitney U = 169.000, p < .01), Woord Redeneren (Kinderen met ASS: M = 10.08, SD = 3.27; Siblings: M = 13.12, SD = 2.09; Mann-Whitney U = 139.000, p < .01) en Substitutie (Kinderen met ASS: M = 8.90, SD = 3.04; Siblings: M = 11.53, SD = 2.65; Mann-Whitney U = 164.000, p < .01). Op deze schalen scoren de siblings gemiddeld hoger dan de kinderen met ASS (Zie Tabel 7). In de geslachtsgebonden analyses wordt dit bevestigd voor de jongens.
35
Tabel 7 Groepsvergelijkingen WPPSI-III-NL Groepsgemiddelde M (SD)
Mean Rank
Mann-Whitney U
Kruskal Wallis ²
CK
Blokpatronen Informatie Matrix Redeneren Woordenschat Plaatjes Concepten Woord Redeneren
49.22 56.50 52.12 58.60 50.47 55.92
ASS
48.54 43.41 50.12 37.47 48.51 37.71
Siblings
61.35 53.85 50.06 61.91 58.12 68.47
CK
ASS
10.67 (2.70)
b,d
11.27 (1.96)
b,d
10.96 (2.98)
b,d
13.51 (3.12)
a
11.09 (2.63)
b
11.96 (2.27)
b,c b,d
Siblings
10.90 (3.29)
c
10.00 (2.92)
b
10.79 (3.07)
c
11.44 (3.11)
a,c
10.64 (3.54)
c
10.08 (3.27)
b
8.90 (3.04)
b,d
Overall
12.18 (3.36)
CK-ASS
CK-
ASS-
siblings
siblings
2.602
/
/
/
11.24 (2.22)
b,d
4.451
/
/
/
10.71 (2.23)
b,d
.121
/
/
/
14.00 (2.35)
a
13.865**
512.500**
359.500
169.000**
11.88 (2.85)
b
1.322
/
/
/
13.12 (2.09)
c
15.554***
551.500**
278.000
139.000**
11.53 (2.65)
b
13.127**
542.000**
329.500
164.000**
Substitutie
57.28
38.10
63.97
10.80 (2.62)
Verbaal IQ
56.97
38.27
64.41
111.11 (11.56)
102.59 (15.60)
114.59 (10.31)
12.826**
554.000**
327.500
158.500**
Performaal IQ
51.16
48.04
57.38
105.96 (13.14)
105.23 (17.53)
110.41 (14.77)
1.212
/
/
/
Totaal IQ
55.19
41.00
62.85
109.73 (13.06)
102.95 (16.53)
114.71 (12.60)
8.253*
635.000*
328.500
184.000**
Noot: * = p < .05; ** = p < .01, *** = p < .001; CK = controlekinderen; ASS = kinderen met ASS; / = niet berekend wegens overall Kruskal Wallis niet significant; a > b, c > d met p < .05
36
3.2.1.2 Binnen de groepen
De Wilcoxon test toont aan dat er bij de controlekinderen een significant verschil teruggevonden wordt tussen VIQ en PIQ (Z = -2.763, p < .01) in het voordeel van het VIQ (VIQ: M = 111.11, SD = 11.56; PIQ: M = 105.96, SD = 13.14). In geslachtsgebonden analyses worden deze resultaten enkel bevestigd bij de jongens. Voor de kinderen met ASS en de siblings wordt er geen significant verschil gevonden tussen PIQ en VIQ (ASS: Z = -.614, p = ns; Siblings: Z = -1.399, p = ns). Bij de jongens uit de siblinggroep wordt wel een significant verschil waargenomen tussen VIQ en PIQ (Z = -1.992, p < .05) in het voordeel van het VIQ (VIQ: M = 116.33, SD = 9.25; PIQ: M = 105.33, SD = 10.95) (Zie Tabel 8).
Tabel 8 Gemiddeld VIQ, PIQ en TIQ en vergelijking VIQ – PIQ binnen de verschillende groepen algemeen en volgens geslacht VIQ
PIQ
TIQ
Wilcoxon
M (SD)
M (SD)
M (SD)
Z
Controlekinderen Algemeen
111.11 (11.56)
105.96 (13.14)
109.73 (13.06)
-2.763**
Jongens
110.45 (13.25)
104.69 (13.37)
107.93 (13.85)
-2.446*
Meisjes
112.31 (7.89)
108.25 (12.81)
113.00 (11.15)
-1.450
Algemeen
102.59 (15.60)
105.23 (17.53)
102.95 (16.53)
-.614
Jongens
102.12 (15.91)
105.00 (18.64)
101.91 (16.94)
-.590
Meisjes
105.80 (14.48)
106.80 (7.01)
110.00 (12.51)
-.405
Algemeen
114.59 (10.31)
110.41 (14.77)
114.71 (12.60)
-1.399
Jongens
116.33 (9.25)
105.33 (10.95)
113.67 (8.12)
-1.992*
Meisjes
113.64 (11.17)
113.18 (16.28)
115.27 (14.84)
-.223
Kinderen met ASS
Siblings
Noot: * = p < .05; ** = p < .01
37
In de groep kinderen met ASS zijn er 11 kinderen (26.83%) met een disharmonisch profiel, gedefinieerd als een profiel met een verschil van minstens 15 punten tussen VIQ en PIQ. 28 kinderen met ASS (68.29%) halen een harmonisch profiel en van 2 kinderen (4.88%) ontbreken de gegevens. Van de 11 kinderen met een disharmonisch profiel gaat het bij 4 kinderen (36.36%) om een profiel in het voordeel van het VIQ, bij 7 (63.64%) is het PIQ hoger. Bij de siblings wordt bij 7 kinderen (38.89%) een disharmonisch profiel teruggevonden, 10 siblings (55.56%) hebben een harmonisch intelligentieprofiel. Van 1 sibling (5.56%) ontbreken de gegevens. Van de 7 siblings met een disharmonisch profiel zijn er 5 (71.43%) in het voordeel van het VIQ en 2 (28.57%) in het voordeel van het PIQ. Het aantal harmonische en disharmonische profielen verschilt niet significant tussen de groepen, de verhouding tussen het aantal profielen in het voordeel van het VIQ en het aantal profielen in het voordeel van het PIQ verschilt wel tussen de drie groepen (Zie Tabel 9 en 10). Tabel 9 Frequentie harmonisch – disharmonisch profiel Harmonisch
Disharmonisch
Missing
profiel
profiel
Controlekinderen
35 (77.78%)
10 (22.22%)
0
Kinderen met ASS
28 (68.29%)
11 (26.83%)
2 (4.88%)
Siblings
10 (55.56%)
7 (38.89%)
1 (5.56%)
²
2.220
Tabel 10 Disharmonische profielen gespecificeerd VIQ > PIQ
PIQ > VIQ
9 (90%)
1 (10%)
Kinderen met ASS
4 (36.36%)
7 (63.64%)
Siblings
5 (71.43%)
2 (28.57%)
Controlekinderen
²
6.771*
Noot: * = p< .05
Er zijn 2 kinderen met ASS (4.88%) die een benedengemiddelde score (70 ≥ IQ ≤ 84) halen en 1 kind met ASS (4.44%) heeft een lichte verstandelijke beperking (50 ≥ IQ ≤ 69). Verder halen 8 kinderen met ASS (19.51%) een bovengemiddelde tot hoogbegaafde intelligentiescore (IQ > 115). In de ASS-groep halen 28 kinderen (68.39%) een gemiddeld IQ (85 ≥ IQ ≤ 115), bij de siblings zijn dat 12 kinderen 38
(66.67%). Bij de siblings halen 5 kinderen (27.78%) een bovengemiddelde tot hoogbegaafde score en bij de controlekinderen 17 (37.78%). Bij de siblings zijn er geen kinderen die benedengemiddeld scoren. Bij de controlekinderen zijn er 2 (4.44%) kinderen met een benedengemiddelde score (70 ≥ IQ ≤ 84) (Zie Tabel 11). Tabel 11 Beschrijvende gegevens TIQ ASS
Siblings
Controlekinderen
n = 41
n = 18
n = 45
IQ > 115
8 (19.51%)
5 (27.78%)
17 (37.78%)
85 ≥ IQ ≤ 115
28 (68.30%)
12 (66.67%)
26 (57.78%)
70 ≥ IQ ≤ 84
2 (4.88%)
0
2 (4.44%)
50 ≥ IQ ≤ 69
1 (2.44%)
0
0
Missing
2 (4.88%)
1 (5.56%)
0
Binnen de groep van de controlekinderen toont de Friedman test aan dat er significante verschillen zijn tussen de subschalen (² = 40.942, p < .001) van de WPPSI-III-NL. De Wilcoxon test geeft aan dat de score op de subtest Woordenschat significant verschilt van alle andere subtesten (Blokpatronen: Z = -4.668, p < .001; Informatie: Z = -4.623, p < .001; Matrix Redeneren: Z = -4.009, p < .001; Plaatjes Concepten: Z = -3.934, p < .001; Woord Redeneren: Z = -3.768, p < .001; Substitutie: Z = -4.335, p < .001). Ook Woord Redeneren verschilt significant van een aantal subtesten (Blokpatronen: Z = -2.490, p < .05; Informatie: Z = -2.258, p < .05; Matrix Redeneren: Z = -2.021, p < .05; Woordenschat: Z = -3.768, p < .001; Substitutie: Z = -2.670, p < .01). Bij het vergelijken van de overige subtesten worden geen nieuwe significante verschillen teruggevonden (Zie Tabel 7). Bij de kinderen met ASS werd een gelijkaardige analyse uitgevoerd en komen eveneens significante verschillen tussen de subschalen naar voor (² = 25.435, p < .001). De Wilcoxon test geeft significante verschillen weer tussen de subtest Woordenschat en de subtest Informatie (Z = -3.548, p < .001), Woord Redeneren (Z = -2.947, p < .01) en Substitutie (Z = -3.616, p < .001). De subtest Substitutie verschilt significant van alle subtesten behalve van de subtesten Informatie (Z = 1.877, p = ns) en Woord Redeneren (Z = -1.908, p = ns) (Zie Tabel 7).
39
Bij de siblings is er eveneens een significant verschil tussen de verschillende subtesten (² = 24.982, p < .001). De subtest Woordenschat verschilt significant van een aantal subtesten (Informatie: Z = -3.424, p < .01; Matrix Redeneren: Z = -3.324, p < .01; Plaatjes Concepten: Z = -2.621, p < .01; Substitutie: Z = -2.885, p < .01). Ook de subtest Woord Redeneren is significant verschillend van de subtest Informatie (Z = -2.769, p < .01) en de subtest Matrix Redeneren (Z = -2.780, p < .01) (Zie Tabel 7). Voor de drie groepen worden deze resultaten grotendeels bevestigd in geslachtsgebonden analyses.
3.2.2 Samenhang met sociaal-communicatieve vaardigheden
Voor de samenhang werden zowel correlaties berekend voor de groepen op zich als afzonderlijk per geslacht, aangezien er verschillende resultaten bekomen worden voor jongens en meisjes apart. In Tabel 12 en Tabel 13 worden deze bevindingen weergegeven. Voor de ASS-groep werden voor de meisjes apart geen correlaties berekend omdat er slechts 5 meisjes met ASS in de steekproef opgenomen zijn. Om dezelfde reden werden er geen correlaties berekend voor jongens uit de siblinggroep. Bij controlekinderen en siblings zijn er geen significante correlaties tussen zowel de totaalscore van de SRS en het IQ (VIQ, PIQ, TIQ) als tussen de Algemene Communicatie Score en de Pragmatiekscore van de CCC-2-NL en het IQ (Zie Tabel 12). Bij de controlekinderen zijn er geen significante correlaties, noch bij de jongens, noch bij de meisjes (Zie Tabel 12 en 13). Wat de siblings betreft worden er voor enkel de meisjes 2 significante verbanden gevonden. Er is bij meisjes uit de siblinggroep een negatief significant verband tussen de Algemene Communicatie Score van de CCC-2-NL en het VIQ (ρ = -.603, p < .05) en tussen de Pragmatiekscore en het VIQ (ρ = -.737, p < .05). Wat de ADOS betreft wordt er in de siblinggroep slechts 1 significant verband gevonden, namelijk een significant positief verband tussen de totaalscore Spel en het VIQ (ρ = .504, p < .05). Voor de meisjes apart wordt dit verband niet teruggevonden, maar wordt er wel een samenhang gevonden tussen Wederkerige sociale interactie en het TIQ (ρ = .606, p < .05).
40
Voor de ASS-groep zien we in het algemeen een negatief significant verband tussen de Algemene Communicatie Score van de CCC-2-NL en het VIQ (ρ = -.502, p < .01) en TIQ (ρ = -.413, p < .05). Voor de Pragmatiekscore op de CCC-2-NL en de totaalscore van de SRS werden geen significante correlaties teruggevonden met het IQ. Voor de jongens wordt een significant negatief verband gevonden tussen de Algemene Communicatie Score van de CCC-2-NL en het VIQ (ρ = -.529, p < .01) en het TIQ (ρ = -.413, p < .05). Verder worden er bij de kinderen met ASS geen significante verbanden gevonden tussen de scores op de totaalscores van de ADOS en het IQ. Bij geslachtsgebonden analyses wordt voor de jongens wel een significant negatief verband teruggevonden tussen de score op Stereotiepe gedragingen en het VIQ (ρ = -.386, p < .05).
41
Tabel 12 Correlatiecoëfficiënten binnen de groepen tussen sociaal-communicatieve vaardigheden en IQ VIQ
PIQ
TIQ
Algemene Communicatie Score
-.034
-.190
-.170
Pragmatiekscore
.037
-.076
-.051
Totale score
-.063
-.128
-.131
Algemene Communicatie Score
-.502**
-.287
-.413*
Pragmatiekscore
-.076
-.206
-.142
Totale score
-.236
-.229
-.252
Taal en communicatie
-.308
-.257
-.288
Wederkerige sociale interactie
-.292
-.115
-.220
Communicatie + sociale interactie
-.301
-.179
-.258
Spel
-.023
-.009
.002
Stereotiepe gedragingen
-.264
.117
-.007
Algemene Communicatie Score
-.394
-.014
-.258
Pragmatiekscore
-.467
-.101
-.307
Totale score
-.038
.186
.171
Taal en communicatie
-.325
-.029
-.178
Wederkerige sociale interactie
.309
.104
.390
Communicatie + sociale interactie
.035
.052
.196
Spel
.504*
.339
.449
Stereotiepe gedragingen
-.433
-.048
-.406
Controlekinderen CCC-2-NL
SRS
Kinderen met ASS CCC-2-NL
SRS
ADOS
Siblings CCC-2-NL
SRS
ADOS
Noot: * = p < .05; ** = p < .01
42
Tabel 13 Geslachtsgebonden correlatiecoëfficiënten binnen de groepen tussen sociaal-communicatieve vaardigheden en IQ VIQ
PIQ
TIQ
Jongens
Meisjes
Jongens
Meisjes
Jongens
Meisjes
n = 29
n = 16
n = 29
n = 16
n = 29
n = 16
Algemene Communicatie Score
.123
-.366
-.154
-.168
-.024
-.342
Pragmatiekscore
.140
-.277
-.031
-.046
.078
-.231
Totale score
.055
-.237
-.157
-.007
-.052
-.204
n = 36
n=5
n = 36
n=5
n = 36
n=5
Algemene Communicatie Score
-.529**
/
-.258
/
-.413*
/
Pragmatiekscore
-.153
/
-.244
/
-.184
/
Totale score
-.267
/
-.246
/
-.299
/
Taal en communicatie
-.303
/
-.223
/
-.293
/
Wederkerige sociale interactie
-.216
/
-.045
/
-.145
/
Communicatie + sociale interactie
-.239
/
-.109
/
-.194
/
Spel
.142
/
.064
/
.105
/
Stereotiepe gedragingen
-.386*
/
.073
/
-.060
/
Controlekinderen CCC-2-NL
SRS
Kinderen met ASS CCC-2-NL
SRS
ADOS
43
Siblings
n=7
n = 11
n=7
n = 11
n=7
n = 11
Algemene Communicatie Score
/
-.603*
/
.303
/
-.356
Pragmatiekscore
/
-.737*
/
.062
/
-.512
Totale score
/
.138
/
.358
/
.325
Taal en communicatie
/
-.283
/
-.211
/
-.236
Wederkerige sociale interactie
/
.563
/
.051
/
.606*
Communicatie + sociale interactie
/
.253
/
-.010
/
.383
Spel
/
.452
/
.203
/
.405
Stereotiepe gedragingen
/
-.251
/
-.051
/
-.354
CCC-2-NL
SRS
ADOS
Noot: * = p < .05; ** = p < .01 ; / = niet berekend wegens onvoldoende onderzoekssubjecten
44
4 DISCUSSIE In deze studie werden sociaal-communicatieve vaardigheden en intelligentie van kinderen met ASS, siblings en controlekinderen onderzocht. Dit gebeurde binnen het kader van een ruimer onderzoek naar rekenvaardigheden van kinderen met ASS en siblings van kinderen met ASS. Hiertoe werden de SRS, de CCC-2-NL, de ADOS en de WPPSI-III-NL afgenomen. De focus van dit onderzoek was drieledig: (a) er werd nagegaan welke verschillen er zijn op sociaal-communicatief vlak tussen kinderen met ASS en controlekinderen, tussen siblings van kinderen met ASS en controlekinderen en tussen kinderen met ASS en siblings, (b) er werd onderzocht of er verschillen zijn voor de scores op de intelligentieonderzoeken tussen de verschillende groepen en of er specifieke intelligentieprofielen teruggevonden worden en (c) de samenhang tussen sociaal-communicatieve vaardigheden en intelligentie werd onderzocht voor de verschillende groepen.
4.1 Sociaal-communicatieve vaardigheden 4.1.1 Kinderen met ASS
4.1.1.1 SRS
Bij de kinderen met ASS was de verwachting dat zij duidelijke sociaalcommunicatieve
tekorten
zouden
vertonen,
zowel
in
vergelijking
met
controlekinderen als in vergelijking met siblings. In de verschillende analyses wordt deze hypothese bevestigd. Voor de totaalscore op de SRS blijkt namelijk dat er een duidelijk verschil is tussen kinderen met ASS en zowel controlekinderen als siblings. Daarbij halen kinderen met ASS gemiddeld een hogere totaalscore op de SRS dan de twee andere groepen, wat aantoont dat kinderen met ASS meer problemen vertonen
op
gebied
van
sociale
responsiviteit
in
vergelijking
met
zowel
controlekinderen als siblings. De interpretatie van de totaalscore van de SRS toont verder aan dat bijna alle kinderen met ASS milde tot matige of ernstige
45
tekortkomingen ervaren met betrekking tot sociale responsiviteit. Deze vaststellingen liggen in de lijn van de verwachtingen aangezien problemen in de sociale interactie een van de kernsymptomen zijn van ASS (APA, 2000).
4.1.1.2 CCC-2-NL Naast problemen op gebied van sociale responsiviteit, blijkt uit de resultaten van de CCC-2-NL dat kinderen met ASS ook meer problemen ondervinden dan controlekinderen en siblings op gebied van Algemene Communicatie en Pragmatiek. Geslachtsgebonden analyses leveren dezelfde resultaten op, maar voor de meisjes wordt er geen verschil gevonden tussen de groepen voor de Sociale Interactie Score. Dit is wellicht te wijten aan het beperkte aantal meisjes in de ASS-groep (n = 5), vermits de scores voor jongens en meisjes vrij gelijkaardig zijn (² = 24.367, p = ns). De gemiddelde Sociale Interactie Score bij de kinderen met ASS is positief, maar valt wel nog binnen de normale grenzen. Uit deze resultaten blijkt dus dat het typisch profiel voor kinderen met ASS op de CCC-2-NL, namelijk een hoge Algemene Communicatie Score in combinatie met een hoge positieve Sociale Interactie Score (Geurts, 2007), slechts gedeeltelijk bevestigd wordt. Uit deze bevindingen kan geconcludeerd worden dat kinderen met ASS significant meer communicatieve problemen ervaren dan controlekinderen en siblings. Deze vaststelling valt binnen de lijn van de verwachtingen aangezien communicatieve problemen een van de drie centrale probleemgebieden vormt bij ASS (APA, 2000). Verder kan besloten worden dat kinderen met ASS moeilijkheden ervaren met pragmatiek, maar er kan niet geconcludeerd worden dat kinderen met ASS op groepsniveau meer pragmatische dan structurele taalproblemen ondervinden. Deze bevindingen zijn gedeeltelijk in overeenstemming met eerder onderzoek, waarin naar voor komt dat kinderen met ASS communicatieve problemen ervaren die vooral van pragmatische aard zijn (Landa, 2000; Ozonoff & Miller, 1996; Ramberg et al., 1996). Van de CCC-2-NL werd – net als van de SRS – enkel gebruik gemaakt van de totaalscores. Om een beter zicht te hebben op de deelvaardigheden waarop de kinderen met ASS verschillen van de siblings en de controlekinderen is het nodig om ook alle subschalen gedetailleerd te analyseren. Hiervoor verwijs ik naar de geassocieerde Masterproef van Sifrien De Sutter. 46
4.1.1.3 ADOS Voor de ADOS werd een groepsvergelijking uitgevoerd tussen kinderen met ASS en siblings. Hieruit blijkt dat kinderen met ASS op alle totaalscores van de ADOS significant hoger scoren dan siblings. Kinderen met ASS vertonen volgens de resultaten op de ADOS dus meer problemen met Taal en communicatie, Wederkerige sociale interactie en Spel en vertonen meer Stereotiepe gedragingen en beperkte interesses. De bevinding dat kinderen met ASS hogere scores halen dan de siblings op de ADOS sluit aan bij de verwachtingen aangezien de ADOS gebruikt wordt als diagnostisch instrument en de kinderen met ASS allemaal een diagnose hebben. De sociaal-communicatieve beperkingen van de kinderen met ASS komen in deze resultaten dus duidelijk naar voor. Opmerkelijk bij het analyseren van de gegevens van de ADOS was dat meer dan de helft (56.10%) van de kinderen met ASS de cut-off voor het autismespectrum op de ADOS niet haalt. Deze bevinding is verrassend aangezien alle kinderen met ASS een officiële diagnose hebben. Er zijn enkele alternatieve verklaringen te bedenken om deze vaststelling toe te lichten. Een eerste mogelijke verklaring is dat de kinderen te oud waren voor Module 2 van de ADOS. Zeker voor kinderen uit de derde kleuterklas of het eerste leerjaar is dit een plausibele verklaring. Het merendeel van de kinderen met ASS is bovendien normaal begaafd. Bij de opzet van het onderzoek werd toch gekozen voor deze module omwille van twee redenen. Ten eerste kon men op die manier groepsvergelijkingen mogelijk maken en daarnaast kon men zo de eenvormigheid van het onderzoek verzekeren. Een tweede alternatieve verklaring is dat de kinderen uit de ASS-groep in therapie een aantal vaardigheden hebben geleerd alsook een aantal methodieken om hun tekortkomingen te compenseren. Aangezien de ADOS enkel een beeld weergeeft van het huidig functioneren is het dus mogelijk dat kinderen de cut-off op de ADOS niet meer halen. Een derde verklaring ligt in de verwerking van de ADOS-gegevens. Hoewel de onderzoekers een ADOS-training volgden is het mogelijk dat er niet voldoende streng werd gescoord. Bovendien wisten de onderzoekers meestal op voorhand of het kind dat ze onderzochten een controlekind, een sibling of een kind met ASS was. Dit kan de afname of de scoring beïnvloed hebben. Een laatste alternatieve verklaring betreft de betrouwbaarheid en validiteit van de gestelde diagnoses. Het is mogelijk dat een aantal kinderen met ASS onterecht de diagnose ASS kreeg of dat het gaat om 47
twijfelgevallen, hoewel dit weinig waarschijnlijk is gezien de zorgvuldigheid in de klinische praktijk op gebied van diagnostiek.
4.1.2 Siblings van kinderen met ASS
4.1.2.1 SRS Over het algemeen blijkt uit de resultaten dat siblings van kinderen met ASS vrij goed functioneren op sociaal-communicatief vlak. Op de totaalscore van de SRS werd er geen verschil teruggevonden tussen controlekinderen en siblings. Dit suggereert dat siblings op groepsniveau normaal functioneren wat sociale responsiviteit betreft. De totaalscores van de SRS tonen verder aan dat de meeste siblings (83.33%) een normale mate van sociale responsiviteit vertonen. In de siblinggroep vertonen twee kinderen (11.11%) milde tekortkomingen en 1 kind (5.56%) vertoont ernstige tekortkomingen op gebied van sociale responsiviteit. Hieruit blijkt eveneens dat de meeste siblings normaal functioneren, maar ook dat er een aantal siblings beperkingen vertonen op gebied van sociale responsiviteit. Het is mogelijk dat deze siblings kenmerken vertonen die binnen het BAP geplaatst kunnen worden. Deze cijfergegevens liggen in de lijn van de prevalentiecijfers die Bolton et al. (1994) rapporteren voor het BAP, namelijk tussen de 10% en 20% van de siblings van kinderen met ASS vertoont kenmerken van het BAP.
4.1.2.2 CCC-2-NL Siblings halen op de CCC-2-NL gemiddelde scores op de Algemene Communicatie Score en de Pragmatiekscore die binnen de normale grenzen vallen (ACS < 104 en Pragmatiekscore < 53). Dit betekent dat er geen indicaties zijn voor communicatieve problemen bij siblings en dat de Sociale Interactie Score ook niet geïnterpreteerd dient te worden. Binnen de siblinggroep is er slechts 1 kind dat een Algemene Communicatie Score haalt die hoger is dan 104. Dat ene kind scoort bovendien ook hoog op de totaalscore van de SRS. Wellicht gaat het hier om een kind dat kenmerken van het BAP vertoont.
48
Wanneer siblings op groepsniveau vergeleken worden met controlekinderen, dan verschillen de scores voor Algemene Communicatie en Pragmatiek niet tussen beide groepen. Deze bevindingen suggereren eveneens dat siblings van kinderen met ASS op groepsniveau geen communicatieproblemen ervaren. Er wordt wel een verschil gevonden tussen siblings en controlekinderen voor de Sociale Interactie Score, maar aangezien
de
siblings
een
gemiddeld
profiel
vertonen
op
de
Algemene
Communicatie Score is het niet relevant om de Sociale Interactie Score verder te interpreteren. In vergelijking met kinderen met ASS halen de siblings lagere scores op de Algemene Communicatie Score en de Pragmatiekscore. Dit toont aan dat siblings significant minder communicatieproblemen ervaren dan kinderen met ASS.
4.1.2.3 ADOS Wat de ADOS bij de siblings betreft is er 1 kind (5.56%) uit de siblinggroep dat de cut-off voor ASS op de ADOS haalt. De 17 overige siblings (94.44%) halen de cut-off niet. Deze vaststelling ligt in de lijn van de verwachtingen aangezien het bij de siblings gaat om kinderen zonder diagnose. Voor het ene kind uit de siblinggroep dat de cut-off wel haalt kan verder onderzoek nuttig zijn. Mogelijks gaat het om een kind dat kenmerken van het BAP vertoont of waarbij er echt sprake is van ASS. Op de WPPSI-III-NL, de SRS en de CCC-2-NL behaalt dit kind echter geen afwijkende scores. Het kind ervaart volgens de ouder(s) blijkbaar weinig of geen sociaalcommunicatieve problemen, waardoor de score op de ADOS enigszins gerelativeerd kan worden. Zoals eerder besproken, verschillen de siblings als groep op alle totaalscores van de ADOS significant van kinderen met ASS. De resultaten tonen aan dat kinderen met ASS significant meer problemen ervaren met Taal en communicatie, Wederkerige sociale interactie en Spel dan siblings. Ook deze bevindingen bevestigen de verwachting dat kinderen met ASS meer sociaal-communicatieve problemen ondervinden dan siblings. Wat spelontwikkeling betreft liggen deze uitkomsten in dezelfde lijn als de resultaten van het onderzoek van Toth et al. (2007). Zij vergeleken siblings van kinderen met ASS met normaal ontwikkelende kinderen en rapporteerden dat siblings vrij normale spelvaardigheden vertonen. Ook in dit
49
onderzoek lijken siblings weinig problemen te ondervinden op gebied van spelontwikkeling (Totaalscore Spel Siblings: M = .11). Uit de resultaten voor de SRS, de CCC-2-NL en de ADOS kunnen we in deze studie besluiten dat siblings op sociaal-communicatief gebied op groepsniveau even goed functioneren als normaal ontwikkelende kinderen. Deze bevindingen zijn in overeenstemming met eerdere onderzoeken, die aantonen dat de meerderheid van de siblings van kinderen met ASS over het algemeen vrij goed functioneert op verschillende ontwikkelingsdomeinen (Pilowsky et al., 2004; Bågenholm & Gillberg, 1991; Ferrari, 1984; Gold, 1993; Kaminsky & Dewey, 2002; Mates, 1990; Rodrigue et al., 1993; Szatmari et al., 1993; Yirmiya et al., 2006; Gamliel et al., 2007). Slechts een deel van alle siblings van kinderen met ASS vertoont mogelijks kenmerken van ASS of het BAP, wat eveneens een bevestiging is van eerder onderzoek (Bolton et al., 1994; Yirmiya et al., 2006). Hoewel siblings van kinderen met ASS genetisch kwetsbaarder zijn dan normaal ontwikkelende kinderen, leidt deze kwetsbaarheid dus niet altijd tot problemen. De oorzaak van ASS is multifactorieel en omgevingsfactoren spelen een rol in het al dan niet ontwikkelen van kenmerken van het BAP. Een aantal siblings zal ook in de meest optimaal mogelijke omgeving moeilijkheden ervaren, terwijl de genetische predispositie bij een ander deel van de siblings zo zwak is dat deze slechts onder bepaalde omgevingsfactoren tot kenmerken van het BAP zal leiden (Bauminger & Yirmiya, 2001). Volgens deze redenering zijn genetische factoren een noodzakelijke voorwaarde voor het ontwikkelen van tekortkomingen op sociaal-communicatief vlak, maar zijn deze op zich niet voldoende (Toth et al., 2007). Deze resultaten suggereren met andere woorden dat het milieu een beschermende invloed kan hebben op de ontwikkeling van siblings. Hierbij dient opgemerkt te worden dat er in dit onderzoek enkel gebruik gemaakt werd van de totaalscores op de SRS en de CCC-2-NL. Om meer subtiele beperkingen op te sporen is een analyse van de verschillende subschalen wenselijk. Ook hiervoor verwijs ik naar de Masterproef van Sifrien De Sutter.
50
4.2 Intelligentie 4.2.1 Algemeen
Uit de gemiddelde scores voor het VIQ, PIQ en TIQ van de verschillende groepen blijkt dat de drie groepen gemiddeld een goede intelligentiescore behalen. Deze relatief hoge intelligentiescores dienen in het juiste perspectief geplaatst te worden. Deze studie kadert immers binnen een ruimer onderzoek naar rekenvaardigheden van kinderen met ASS en siblings van kinderen met ASS, waardoor deelname aan het onderzoek een relatief goed functioneren veronderstelde. Verder berustte deelname aan dit onderzoek op vrijwilligheid. Dit heeft als gevolg dat de steekproef niet representatief is voor de algemene populatie, onder meer op gebied van Sociaaleconomische status. De intelligentiegegevens zijn dan ook niet zomaar te veralgemenen. De relatief hoge intelligentiescores doen echter ook vragen rijzen rond de validiteit van de WPPSI-III-NL. In de klinische praktijk blijkt immers dat intelligentiescores gemeten met de WPPSI-III-NL vaak hoger zijn dan wanneer het IQ gemeten wordt met de Wechsler Preschool and Primary Scale of Intelligence Revised (WPPSI-R) (Bos, Magez & Schittekatte, 2011). Een mogelijke verklaring voor
deze
bevinding
is
te
vinden
in
het
CHC-model
(Catell-Horn-Caroll
intelligentiestructuurmodel), waarin het geheel van cognitieve vaardigheden wordt voorgesteld die samen het concept ‘intelligentie’ vormen. Dit model laat toe om verschillen in IQ’s te verklaren aan de hand van een analyse van de samenstelling van de gebruikte testen. De analyse met dit model toont aan dat de WPPSI-R en de WPPSI-III-NL niet exact dezelfde cognitieve vaardigheden meten. Dit gegeven kan een verklaring zijn voor de verschillen in IQ die in de praktijk worden gerapporteerd (Bos et al., 2011). Deze hypothese werd nog niet onderzocht op Vlaams niveau en dient dus met de nodige zorgvuldigheid geïnterpreteerd te worden. Wanneer kinderen met ASS vergeleken worden met controlekinderen en siblings, dan blijkt uit beide groepsvergelijkingen dat kinderen met ASS significant lagere scores behalen op het VIQ, TIQ en de subschalen Woordenschat, Woord Redeneren en Substitutie. Tussen controlekinderen en siblings zijn er geen significante verschillen. Hieruit kan afgeleid worden dat de controlegroep en de siblings gemiddeld hogere intelligentiescores halen dan de kinderen met ASS. De vraag kan 51
hierbij gesteld worden of kinderen met ASS effectief een lagere intelligentie hebben dan de twee andere groepen of als er andere factoren aan de basis liggen van deze bevindingen. Een mogelijke alternatieve verklaring voor dit resultaat is het feit dat een intelligentietest een communicatief gebeuren is. De lagere scores van de ASSgroep op de WPPSI-III-NL zouden eerder te wijten kunnen zijn aan het communicatieve opzet van een intelligentietest. Het is mogelijk dat kinderen met ASS lager scoren op de WPPSI-III-NL omwille van hun communicatieve moeilijkheden en niet omwille van een lagere intelligentie. De negatieve significante correlaties tussen IQ en de totaalscores op de CCC-2-NL lijken dit bovendien te bevestigen. Deze hypothese dient verder onderzocht te worden en kan impliceren dat de gestandaardiseerde Wechsler instrumenten minder geschikt zijn voor personen met ASS. Dit komt eveneens naar voor uit recent onderzoek waarin mensen met ASS tot 30% beter scoren op de Raven’s Standard Progressive Matrices (RSPM) dan op de Wechsler instrumenten (WISC-III en WAIS-III). De RSPM is een non-verbaal instrument om intelligentie na te gaan. Deze discrepantie werd niet teruggevonden voor een controlegroep (Dawson, Soulières, Gernsbacher & Mottron, 2007). Dit suggereert dat het IQ van personen met ASS gemeten met de Wechsler instrumenten een onderschatting is van hun intellectueel functioneren. De verklaring voor deze discrepantie vindt men in het feit dat personen met ASS bij het oplossen van de RSPM gebruik maken van andere hersengebieden dan de controlegroep. Personen met ASS maken namelijk meer gebruik maken van hun occipitale hersengebieden en minder van hun prefrontale cortex (Soulières et al., 2009). De lagere intelligentiescores die in deze studie gevonden worden, kunnen dus een verkeerd beeld geven van de effectieve intelligentie van personen met ASS.
4.2.2 Intelligentie bij controlekinderen Uit de verwerking van de gegevens blijkt dat er voor controlekinderen een significant verschil is tussen het VIQ en het PIQ in het voordeel van het VIQ. Deze bevinding is opmerkelijk, maar bij het interpreteren van deze resultaten dient men volgende kanttekening in rekening te brengen. Uit de statistische analyses blijkt inderdaad dat er een significant verschil is tussen het VIQ en het PIQ bij de controlekinderen, maar dat verschil tussen beide gemiddelde scores is relatief klein (VIQ: M = 111.11, SD =
52
11.56; PIQ: M = 105.96, SD = 13.14). In de klinische praktijk is er een verschil van 15 punten of meer nodig tussen het VIQ en het PIQ om te kunnen spreken van een disharmonisch intelligentieprofiel. Ondanks het statistisch significant verschil tussen het VIQ en het PIQ haalt een groot deel van de controlekinderen (77.78%) in de klinische praktijk nog steeds een harmonisch intelligentieprofiel. Bovendien wordt deze discrepantie bij de geslachtsgebonden analyses enkel teruggevonden voor de jongens uit de controlegroep en niet voor de meisjes. De vaststelling dat er een verschil is tussen VIQ en PIQ bij controlekinderen kan echter eveneens vragen doen rijzen rond de validiteit en de betrouwbaarheid van de WPPSI-III-NL. Wat de resultaten voor het TIQ betreft, zien we dat 26 controlekinderen (57.78%) een gemiddelde intelligentie halen. 17 controlekinderen (37.78%) halen een bovengemiddelde tot hoogbegaafde score en 2 kinderen (4.44%) van de controlegroep scoren benedengemiddeld. Deze gemiddelde scores zijn relatief hoog, maar eerder in de discussie kwam reeds aan bod dat bij het interpreteren van de resultaten rekening gehouden moet worden met het feit dat dit onderzoek kadert binnen een ruimer
onderzoek
naar
rekenvaardigheden
en
dat
deelname
berustte
op
vrijwilligheid. Deze relatief hoge scores sluiten ook aan bij bevindingen uit de klinische praktijk, waarbij men opmerkt dat de WPPSI-III-NL vaak resulteert in een hoger IQ dan een meting met de WPPSI-R (Bos et al., 2011). De scores op Woordenschat en Woord Redeneren zijn significant verschillend van een aantal andere subtesten. Controlekinderen scoren dus relatief goed op deze subtesten in vergelijking met de andere subtesten.
4.2.3 Intelligentie bij kinderen met ASS
Bij de kinderen met ASS werd er geen significant verschil teruggevonden tussen het PIQ en het VIQ. Er wordt in deze studie dus geen evidentie gevonden voor een specifiek intelligentieprofiel bij kinderen met ASS waarbij PIQ > VIQ. Binnen de groep met ASS halen 28 kinderen (68.29%) een harmonisch intelligentieprofiel, gedefinieerd als een profiel met minder dan 15 punten verschil tussen het VIQ en PIQ. 11 kinderen met ASS (26.83%) halen een disharmonisch intelligentieprofiel, waarvan 4 (36.36%) in het voordeel van het VIQ en 7 (63.64%) in het voordeel van 53
het PIQ. Van 2 kinderen met ASS (4.88%) ontbreken de intelligentiegegevens. Deze resultaten zijn in overeenstemming met het onderzoek van Charman et al. (2010), waarin een harmonisch intelligentieprofiel het meest voorkomende intelligentieprofiel was bij kinderen met ASS. In hun onderzoek werd een harmonisch profiel gedefinieerd als een profiel waarbij er minder dan 12 punten verschil was tussen het VIQ en het PIQ (Charman et al., 2010). Ook uit de meta-analyse van 23 gepubliceerde
studies
van
Siegel
et
al.
(1996)
blijkt
dat
een
specifiek
intelligentieprofiel bij kinderen met ASS in het voordeel van het PIQ niet consistent teruggevonden wordt in de literatuur. De paarsgewijze analyse van de subtesten toonde verder aan dat kinderen met ASS een relatief hoge score halen op de subtest Woordenschat in vergelijking met de andere subtesten. Substitutie is bij de ASS-groep een relatief zwakke subtest. Dit is niet in overeenstemming met de literatuur, waar een sterke score op Blokpatronen geassocieerd wordt met een specifiek ASS-profiel (Happé, 1995; Lincoln et al., 1995; Mayes & Calhoun, 2003). Deze relatief sterke score op Blokpatronen wordt in dit onderzoek niet teruggevonden. In de studie van Charman et al. (2010) werd eveneens geen bewijs gevonden voor een sterke score op de subtest Blokpatronen bij kinderen met ASS. In deze studie werden enkel de kernsubtesten van de WPPSIIII-NL afgenomen. Over een mogelijke zwakke score op de subtest Begrijpen bij kinderen met ASS, zoals aangehaald in eerder onderzoek (Charman et al., 2010; Happé, 1995; Lincoln et al., 1995; Mayes & Calhoun, 2003; de Bruin et al., 2006), kunnen dus geen uitspraken gedaan worden. Binnen de ASS-groep zien we dat 8 kinderen (19.51%) bovengemiddeld tot hoogbegaafd scoren op de WPPSI-III-NL, 28 kinderen (68.30%) halen een gemiddeld IQ, 2 kinderen met ASS (4.88%) scoren benedengemiddeld en 1 kind (2.44%) heeft een verstandelijke beperking. Van 2 kinderen met ASS (4.88%) ontbreken de intelligentiegegevens. In tegenstelling tot recente onderzoeken halen de meeste kinderen met ASS uit deze steekproef dus een gemiddeld IQ. Recente onderzoeken tonen echter aan dat ongeveer 50% van de kinderen met ASS een mentale beperking heeft (Bertrand et al., 2001; Chakrabarti & Fombonne, 2005; Charman et al., 2010) en dat ongeveer 25% van de kinderen met ASS een gemiddelde intelligentie behaalt (Charman et al., 2010). In de studie van Charman et al. (2010) werd de intelligentie nagegaan van 156 kinderen met ASS. De auteurs 54
rapporteerden dat slechts een klein percentage (n = 7; 2.7%) een bovengemiddelde intelligentie haalt. In hun studie werd intelligentie gemeten aan de hand van andere instrumenten, namelijk de Wechsler Intelligence Scale for Children – III (WISC-III), De Raven’s Standard Progressive Matrices en de Coloured Progressive Matrices (Charman et al., 2010). De cijfergegevens uit hun onderzoek worden in deze studie dus niet bevestigd, maar zoals hierboven werd aangehaald is de steekproef niet representatief door de vrijwillige deelname en de focus op rekenvaardigheden. Ook het gegeven dat een afname met de WPPSI-III-NL in de praktijk vaak resulteert in hogere intelligentiescores dan een afname met de WPPSI-R (Bos et al., 2011), zorgt ervoor dat deze bevindingen met de nodige zorgvuldigheid geïnterpreteerd moeten worden.
4.2.4 Intelligentie bij siblings van kinderen met ASS
Net zoals bij de kinderen met ASS werd er geen significant verschil gevonden tussen het PIQ en het VIQ bij de siblings. Deze resultaten sluiten aan bij eerder onderzoek, waarbij het zogenaamd specifiek intelligentieprofiel voor kinderen met ASS niet teruggevonden wordt bij siblings (Fombonne et al., 1997). Geslachtsgebonden analyses tonen aan dat er wel een significant verschil is tussen VIQ en PIQ in het voordeel van het VIQ wanneer enkel de jongens uit de siblinggroep in rekening worden gebracht. Daarbij dient men rekening te houden met het feit dat er slechts 7 jongens in de siblinggroep zitten en dat deze resultaten dus niet representatief zijn voor een ruime populatie. In de siblinggroep haalt de meerderheid van de kinderen (n = 10; 55.56%) een harmonisch intelligentieprofiel, terwijl er 7 siblings (38.89%) een disharmonisch profiel behalen. In 5 van de gevallen (71.43%) gaat het daarbij om een disharmonisch profiel in het voordeel van het VIQ, terwijl het bij 2 kinderen (28.57%) gaat om een profiel in het voordeel van het PIQ. Van 1 sibling (5.56%) ontbreken de intelligentiegegevens. Woordenschat en Woord Redeneren verschillen in deze studie significant van een aantal andere subtesten. Siblings halen dus relatief sterke scores op deze twee subtesten. Hiervoor is geen evidentie uit eerdere onderzoeken, die een relatief sterke score op Blokpatronen terugvinden bij siblings (Smalley & Asarnow, 1990) of geen bewijs rapporteren voor bepaalde sterke of zwakke subtesten 55
(Fombonne et al., 1997). Dit profiel, met een relatief sterke score op de subtesten Woordenschat
en
Woord
Redeneren,
wordt
ook
teruggevonden
bij
de
controlekinderen. Een relatief sterke score op deze subtesten lijkt dus geen specifiek profiel te zijn voor enkel siblings van kinderen met ASS, maar ook voor de controlekinderen van de steekproef. In de siblinggroep halen 12 kinderen (66.67%) een gemiddeld TIQ, 5 siblings (27.78%) scoren bovengemiddeld tot hoogbegaafd en van 1 sibling (5.56%) ontbreken de gegevens. Dit bevestigt resultaten uit eerdere onderzoeken (Fombonne et al., 1997; Freeman et al., 1989; Szatmari et al., 1993), die geen verhoogde incidentie van verstandelijke beperkingen bij eerstegraadsverwanten rapporteren. Net zoals in de studie van Yirmiya et al. (2007) verschillen de siblings op groepsniveau op cognitief vlak niet van normaal ontwikkelende kinderen. Opnieuw dient bij de interpretatie van deze resultaten rekening gehouden te worden met het feit
dat
dit
onderzoek
plaatsvond
binnen
een
ruimer
onderzoek
naar
rekenvaardigheden en dat deelname aan het onderzoek berustte op vrijwilligheid. Ook de recente vragen omtrent de hoge scores van intelligentieonderzoeken met de WPPSI-III-NL (Bos et al., 2011) dienen in acht genomen te worden bij het interpreteren van deze resultaten. We kunnen dus besluiten dat er uit deze studie geen aanwijzingen naar voor komen voor een veralgemeend disharmonisch profiel bij siblings van kinderen met ASS. Dit is in overeenstemming met eerder onderzoek dat geen specifiek intelligentieprofiel rapporteert voor eerstegraadsverwanten van kinderen met ASS (Fombonne et al., 1997).
Recente
familiestudies
suggereren
echter
een
profiel
bij
normaal
ontwikkelende eerstegraadsverwanten van kinderen met ASS in het voordeel van het VIQ (Folstein et al., 1999; Fombonne et al., 1997; Piven & Palmer, 1997). In deze studie is een harmonisch profiel echter het vaakst voorkomende intelligentieprofiel bij siblings van kinderen met ASS en wordt deze bevinding dus niet bevestigd. Het feit dat zowel bij kinderen met ASS, siblings als bij controlekinderen de subtest Woordenschat en bij siblings en controlekinderen ook de subtest Woord Redeneren significant verschillen van een aantal andere subtesten doet vragen rijzen bij de betrouwbaarheid van deze resultaten. In de geraadpleegde literatuur worden geen resultaten gerapporteerd die een sterke score op deze subschalen verbinden met 56
een specifiek intelligentieprofiel bij kinderen met ASS of siblings. Een mogelijkheid is dat de onderzoekers onvoldoende streng waren bij het afnemen van deze subtesten. Een andere verklaring voor deze resultaten kan liggen in de validiteit van de WPPSIIII-NL en de hoge scores die in de praktijk met de WPPSI-III-NL vaak bekomen worden (Bos et al., 2011).
4.3 Samenhang tussen sociaal-communicatieve vaardigheden en intelligentie
Om de samenhang tussen sociaal-communicatieve vaardigheden en IQ na te gaan werden Spearman correlatiecoëfficiënten berekend tussen enerzijds de totaalscores van de SRS en de CCC-2-NL en anderzijds het IQ (VIQ, PIQ, TIQ). Voor de siblings en de controlekinderen blijkt dat er geen significante verbanden zijn tussen de SRS, de CCC-2-NL en het IQ. Dit suggereert dat er geen samenhang is tussen sociaal-communicatieve vaardigheden en IQ bij controlekinderen en siblings. Uit geslachtsgebonden analyses blijkt dat er bij de controlekinderen zowel bij de jongens als bij de meisjes geen significante correlaties gevonden worden. Bij de siblings worden er bij de meisjes wel significant negatieve verbanden teruggevonden tussen de Algemene Communicatie Score en het VIQ en tussen de Pragmatiekscore en het VIQ. Dit suggereert dat hoe meer communicatieve problemen meisjes uit de siblinggroep ervaren, hoe lager hun score op het VIQ is. Hierbij dient opgemerkt te worden dat deze analyses gebaseerd zijn op gegevens van slechts 11 meisjes en dat dit dus niet veralgemeenbaar is. Bovendien is hier enkel een samenhang aangetoond en gaat het niet om een causaal verband. Wat de ADOS betreft wordt er voor de siblings 1 significante correlatie teruggevonden, namelijk een positief verband tussen de totaalscore Spel en het VIQ. Deze bevinding is weinig relevant aangezien er slechts 2 siblings zijn die op de totaalscore Spel een score verschillend van 0 halen. Deze 2 siblings halen ook nooit de maximumscore, wat aantoont dat hun spelontwikkeling geen problematisch verloop kent. Bij de analyse voor de meisjes afzonderlijk wordt dit bovendien niet teruggevonden, maar wordt er wel een positief verband gerapporteerd tussen de score op Wederkerige sociale interactie en het TIQ. Opnieuw moeten deze resultaten voorzichtig geïnterpreteerd worden,
57
aangezien het hier gaat om een analyse op basis van gegevens van resultaten van slechts 11 meisjes. Voor de kinderen met ASS worden er wel enkele significante correlaties gerapporteerd. Het significant negatieve verband tussen de Algemene Communicatie Score en het VIQ en TIQ wijst erop dat kinderen met ASS met een laag VIQ en TIQ meer algemene communicatieve problemen ervaren. Er lijkt dus een verband te zijn tussen IQ en communicatieve vaardigheden bij kinderen met ASS. Deze bevinding wordt eveneens gerapporteerd in het onderzoek van Black et al. (2009). In hun onderzoek kwam een positief
verband naar voor tussen communicatieve
vaardigheden en de algemene cognitieve ontwikkeling bij kinderen met ASS met een gemiddeld IQ. Er worden bij de kinderen met ASS verder geen significante verbanden gevonden tussen de score op de SRS en het IQ, noch over de geslachten heen, noch voor jongens of meisjes afzonderlijk. Dit suggereert dat er geen significant verband is tussen sociale vaardigheden en het IQ. Dit is in tegenstelling met eerder onderzoek, waaruit blijkt dat er eveneens een positief verband is tussen sociale vaardigheden en het VIQ (Black et al., 2009). In hun onderzoek maakten zij gebruik van de Wechsler Intelligence Scale for Children - IV (WISC-IV), de Wechsler Intelligence Scale for Children - Revised (WISC-R) en de Wechsler Abbreviated Scale of Intelligence (WASI) om de intelligentie te meten. Daarbij gebruikten ze enkel die subtesten die de drie instrumenten met elkaar gemeenschappelijk hebben om de verschillende intelligentiescores met elkaar te kunnen vergelijken. Er werden dus slechts twee subtesten afgenomen en gebruikt om het VIQ en PIQ te bepalen, wat een beperking van hun onderzoek is (Black et al., 2009). Dit methodologisch probleem kan een mogelijke verklaring zijn voor de verschillende resultaten die in dit onderzoek naar voor komen. De samenhang tussen IQ en communicatieve vaardigheden bij kinderen met ASS kan echter ook verklaard worden door het communicatieve opzet van een intelligentietest. Kinderen die beschikken over goede communicatieve vaardigheden zullen zich beter kunnen aanpassen aan de communicatieve setting waarin een intelligentieonderzoek wordt afgenomen en zullen wellicht ook beter scoren. Deze stelling is hypothetisch en verder onderzoek is nodig om deze resultaten te verklaren. Opnieuw is de vergelijking van alle subtesten van de SRS en de CCC-2-NL met het IQ een verdere optie om meer gedetailleerde correlaties na te gaan. 58
Voor de ADOS werd er bij de kinderen met ASS geen samenhang gevonden tussen de verschillende totaalscores en het IQ. Dit suggereert dat er bij de kinderen met ASS geen samenhang is tussen de sociaal-communicatieve vaardigheden die de ADOS nagaat en het IQ. Wanneer enkel de jongens in beschouwing genomen worden is er een significant negatief verband tussen het VIQ en de score op de totaalscore Stereotiepe gedragingen en beperkte interesses. Dit betekent dat jongens met ASS met weinig stereotiepe gedragingen en interesses een hogere score behalen voor het VIQ.
4.4 Sterktes en zwaktes van het onderzoek Aan elk onderzoeksopzet zijn een aantal sterktes en zwaktes verbonden. Een van de sterktes van deze studie is dat de leeftijd van de verschillende groepen niet significant van elkaar verschillend was. Wat de leeftijd betreft zijn de drie groepen dus goed vergelijkbaar. Daarnaast worden siblings in dit onderzoek niet alleen vergeleken met kinderen met ASS, maar ook met controlekinderen. Daarbij worden de groepen niet alleen met elkaar vergeleken, maar wordt er ook binnen de verschillende groepen gekeken naar mogelijke sterktes en zwaktes. Er wordt niet enkel gefocust op probleemvaardigheden, er wordt ook gezocht naar sterktes en goed functionerende vaardigheden binnen de verschillende groepen. Wat de samenstelling van de groepen betreft is het een voordeel dat de kinderen in deze studie allemaal gemiddeld ongeveer 5.5 jaar oud waren. Op de leeftijd van 5.5 jaar hebben de meeste kinderen met ASS al een diagnose. De siblings in deze steekproef zijn dus allemaal siblings zonder diagnose. Dit is in tegenstelling met eerder onderzoek, waar er vaak geen onderscheid werd gemaakt tussen enerzijds normaal ontwikkelende siblings en anderzijds siblings die later een diagnose ASS toegekend krijgen (Rogers, 2009). Door deze selectie binnen de steekproef is het mogelijk om uitspraken te doen die uitsluitend gelden voor siblings van kinderen met ASS die zelf geen ASS ontwikkelen. Een volgende sterkte van deze studie is het gebruik van verschillende gestandaardiseerde meetinstrumenten, waarbij steeds gebruik gemaakt werd van een Nederlandse bewerking of Vlaamse normen. Een laatste sterkte van dit onderzoek is dat er uitgegaan wordt van een brede focus. Er 59
wordt niet gefocust op een specifieke deelvaardigheid, maar er wordt naar het algemeen sociaal-communicatief en cognitief functioneren van het kind gekeken. De kinderen worden op die manier in hun totaliteit benaderd met aandacht voor verschillende aspecten van hun functioneren. Naast deze sterktes zijn er ook enkele beperkingen verbonden aan dit onderzoek. Een eerste beperking betreft de beperkte steekproefgrootte en de onevenwichtige geslachtsverhoudingen binnen de verschillende groepen. Vooral in de ASS-groep was de geslachtsverhouding onevenredig verdeeld, maar dit is te verklaren door het feit dat ASS vaker voorkomt bij jongens dan bij meisjes (Holtmann et al., 2007; Lord et al., 1982; McLennan et al., 1993; Rutter & Lockyer, 1967; Tsai & Beilser, 1983; Wing, 1981). Bovendien was deelname aan dit onderzoek gebaseerd op vrijwilligheid en kadert dit onderzoek binnen een ruimere studie naar rekenvaardigheden van siblings van kinderen met ASS. Hierdoor was de samenstelling van de steekproef niet representatief voor de algemene populatie. Daarnaast zijn er ook enkele methodologische elementen van deze studie die in het juiste perspectief geplaatst moeten worden. Eerst en vooral kan de vraag gesteld worden of de WPPSI-III-NL een geschikt instrument is om intelligentie bij kinderen met ASS na te gaan. Kinderen met ASS halen in dit onderzoek gemiddeld lagere intelligentiescores dan siblings en controlekinderen. Aangezien er een samenhang is tussen IQ en communicatieve vaardigheden kan de vraag gesteld worden of hun lagere scores te wijten zijn aan hun communicatieve tekortkomingen eerder dan aan een lagere intelligentie. Ook in recente literatuur komt de vraag naar de geschiktheid van de Wechsler instrumenten bij personen met ASS naar voor (Soulières et al., 2009). Het niet scoren van veel kinderen met ASS op de ADOS suggereert verder dat de Module 2 van de ADOS voor een aantal kinderen te gemakkelijk was. De relatief goede scores op de ADOS kunnen dus een overschatting van de sociaalcommunicatieve vaardigheden van de kinderen met ASS inhouden. Een volgende beperking van dit onderzoek betreft het gegeven dat er enkel gebruik gemaakt werd van de totaalscores van de SRS en de CCC-2-NL. Analyse van de subschalen kan meer specifieke vaardigheden of beperkingen van siblings van kinderen met ASS blootleggen. Van de WPPSI-III-NL werden eveneens enkel de belangrijkste subtesten afgenomen, waardoor een nauwkeurige analyse van het intelligentieprofiel niet mogelijk was. Een laatste opmerking is dat de resultaten op groepsniveau 60
gelden, maar dat dit geen informatie geeft over het functioneren van individuele kinderen en op lange termijn.
4.5 Implicaties voor verder onderzoek De resultaten van deze studie bieden een aantal zinvolle handvaten voor verder onderzoek. Eerst en vooral is het nuttig om na te gaan of de klassieke Wechsler instrumenten en meer specifiek de WPPSI-III-NL geschikt zijn om de intelligentie van kinderen met ASS te meten. In dit onderzoek kwam immers naar voor dat kinderen met
ASS
gemiddeld
lagere
intelligentiescores
behalen
dan
siblings
en
controlekinderen, maar dit kan mogelijks verklaard worden door hun beperkingen op sociaal-communicatief gebied en het feit dat een intelligentieonderzoek plaatsvindt in een communicatieve setting. Recent onderzoek toont aan dat personen met ASS hoger scoren op een ander, non-verbaal instrument dan op de klassieke Wechsler instrumenten (WISC-III en WAIS-III). Verder onderzoek is nodig om de onderliggende cognitieve processen bij personen met ASS beter te begrijpen. Deze informatie kan vergaande gevolgen hebben voor personen met ASS. Indien er meer kennis is over hun informatieverwerkingsmechanismen, kan dit aanknopingspunten bieden om in de praktijk informatie en kennis op een aangepaste manier aan te bieden aan kinderen en volwassenen met ASS. Indien effectief blijkt dat de Wechsler instrumenten niet geschikt zijn om intelligentie bij personen met ASS te meten, dan is hun intelligentie wellicht vaak onderschat in de literatuur (Soulières et al., 2009). Het gebruik van de Wechsler Non Verbal (WNV-NL; Wechsler & Naglieri, 2008), die ontworpen is voor kinderen met communicatieve beperkingen, kan in de toekomst misschien meer duidelijkheid brengen over de intellectuele mogelijkheden van personen met ASS. Verder worden in dit onderzoek aanwijzingen teruggevonden voor een relatief zwakke score op de subtest Substitutie en een relatief sterke score op Woordenschat bij kinderen met ASS. Onderzoek in de toekomst kan uitwijzen of deze bevinding veralgemeenbaar is of niet. Verder onderzoek naar het sociaal-communicatief functioneren van siblings kan een onderscheid maken tussen siblings uit een gezin met 1 kind met ASS en siblings uit een gezin met meerdere kinderen met ASS. Onderzoek toont immers aan dat het
61
herhalingsrisico op ASS voor jongere kinderen in het gezin stijgt naarmate er meerdere kinderen met ASS in het gezin aanwezig zijn (Losh et al., 2008). In de toekomst kan onderzoek waarbij de verschillende subschalen van de instrumenten nauwkeurig worden onderzocht nuttige informatie verschaffen over specifieke profielen en correlaties. Bij meisjes uit de siblinggroep werd een significant verband gevonden tussen communicatieve vaardigheden en IQ, een samenhang die ook bij de kinderen met ASS teruggevonden werd. Onderzoek bij een meer representatieve siblinggroep kan nuttig zijn om na te gaan of meisjes uit een siblinggroep effectief dit profiel vertonen en of er een mogelijks verschil is met jongens uit een siblinggroep. De intelligentie en het sociaal-communicatief functioneren van kinderen met ASS en siblings werd in deze studie onderzocht. Hierbij dient echter opgemerkt te worden dat dit slechts een deeltje is van het algemeen functioneren en van de vaardigheden die afwijken bij kinderen met ASS. Verder onderzoek naar andere aspecten van het functioneren, zoals het functioneren in interpersoonlijke relaties of de motoriek, is interessant om een integratief beeld te schetsen van het functioneren van siblings van kinderen met ASS. Ook kwalitatief onderzoek kan helpen om het functioneren van siblings op individueel niveau beter te begrijpen.
4.6 Implicaties voor de praktijk Uit de resultaten blijkt dat siblings van kinderen met ASS op de gemiddelde leeftijd van 5.5 jaar over het algemeen weinig problemen ervaren op sociaal-communicatief en cognitief vlak. Een mogelijke verklaring hiervoor is dat siblings die dermate problemen ervaren dat een diagnose aan de orde is of behandeling wenselijk is, reeds voor de leeftijd van 5.5 jaar worden gedetecteerd. Ouders van kinderen met ASS zullen immers extra waakzaam zijn voor signalen van problemen in de ontwikkeling bij hun volgende kind(eren), wanneer zij al een kind met ASS in het gezin hebben. Bovendien zullen ouders bij een tweede of derde kind sneller de stap zetten naar de hulpverlening wanneer zij probleemgedrag opmerken. Er zijn dan ook weinig aanwijzingen om de sociaal-communicatieve vaardigheden en intelligentie van siblings van kinderen met ASS tot de leeftijd van 5.5 jaar van dichtbij op te 62
volgen, zeker indien er geen problemen worden geobserveerd of gerapporteerd door de ouders. Het spreekt voor zich dat siblings die wel moeilijkheden ondervinden wel nauwgezet opgevolgd moeten worden. Om na te gaan of opvolging tot deze leeftijd nodig is op andere ontwikkelingsdomeinen, is verder onderzoek aangewezen. Uit de resultaten blijkt bovendien dat de combinatie van oudervragenlijsten (SRS en CCC-2-NL) en semi-gestructureerde observatie (ADOS) zinvol is. Een aantal siblings haalt een afwijkende score op de vragenlijsten en één sibling haalt een afwijkende score op de ADOS. De kinderen die een hoge score halen op de vragenlijsten, scoren in dit onderzoek niet op de ADOS en andersom. De combinatie van verschillende soorten instrumenten biedt complementaire informatie en is in de klinische praktijk dan ook aangewezen om een zo volledig mogelijk beeld te krijgen van het functioneren van het kind. In dit onderzoek worden enkele aanwijzingen teruggevonden voor het voorkomen van het BAP bij een deel van de siblings van kinderen met ASS. Binnen het kader van de huidige DSM-IV-TR zijn deze kenmerken onvoldoende om een diagnose ASS te stellen (Piven et al., 1997; Wassink et al., 2004). In de DSM-5, die verwacht wordt in 2013, wordt een stoornis opgenomen die in de voorgaande edities niet opgenomen is. Het gaat om een ‘Social Communication Disorder’ (SCD), gekenmerkt door problemen op sociaal-communicatief vlak die resulteren in moeilijkheden in het dagelijks leven en waarvan de symptomen in de kindertijd aanwezig zijn. Belangrijk hierbij is de differentiaaldiagnostiek met ASS. Om van SCD te kunnen spreken, moet de aanwezigheid van ASS immers uitgesloten worden. Het verschil tussen beide is dat er bij ASS sprake is van repetitieve en beperkte gedragspatronen en interesses, terwijl dit bij SCD geen criterium is (APA, 2012). Kinderen die beperkingen vertonen op sociaal-communicatief vlak, maar die onvoldoende symptomen hebben om in de huidige DSM-IV-TR een diagnose ASS te krijgen, zullen in de DSM-5 dus wel erkend kunnen worden. Met de introductie van SCD komt er als het ware erkenning voor kinderen die kenmerken van het BAP vertonen. Dit kan belangrijk zijn omdat kinderen – onder wie ook siblings – die sociaal-communicatieve tekortkomingen ondervinden op die manier de nodige ondersteuning kunnen verkrijgen. Hoewel uit deze studie blijkt dat siblings van kinderen met ASS als groep relatief goed functioneren op sociaal-communicatief en cognitief vlak, betekent dit niet dat ze 63
geen aandacht en erkenning verdienen. De aanwezigheid van een kind met een beperking kan immers een grote invloed hebben op het hele gezin, en dus ook op siblings (Reichman, Corman & Noonan, 2008). Onderzoek heeft dan ook aangetoond dat brussenondersteuning nodig is en nuttig kan zijn om siblings de nodige ondersteuning te bieden (Giallo & Gavidia-Payne, 2006; Houtzager, Grootenhuis & Last, 2001; Smith & Perry, 2004). Onderzoek toont bovendien aan dat siblings hun deelname aan brusseninitiatieven als positief ervaren (Fanos, Fahrner, Jelveh, King & Tejeda, 2005; Guite, Lobato, Kao & Plante, 2004; Kaminsky & Dewey, 2001; Lindblad, Holritz-Rasmussen & Sandman, 2007; Lobato & Kao, 2002; Orsmond & Seltzer, 2007; Pit-ten Cate & Loots, 2000). In Vlaanderen zijn er reeds een aantal bestaande initiatieven voor siblings, maar hiervoor is in de praktijk vaak nog te weinig aandacht (Levrouw, 2009).
4.7 Conclusie
Uit dit onderzoek kan geconcludeerd worden dat siblings van kinderen met ASS op de leeftijd van 5.5 jaar vrij goed functioneren, zowel op sociaal-communicatief gebied als wat intelligentie betreft. Op vlak van sociaal-communicatieve vaardigheden zijn de vaardigheden van siblings op groepsniveau immers niet verschillend van die van controlekinderen. Er is een minderheid van de siblings die subtiele beperkingen vertoont, wat een bevestiging is van het voorkomen van het BAP. De meerderheid van de kinderen met ASS en de siblings in deze studie haalt een gemiddelde intelligentiescore en een harmonisch intelligentieprofiel. Uit de verschillende analyses zijn er geen aanwijzingen om te besluiten tot een veralgemeend disharmonisch intelligentieprofiel voor zowel de kinderen met ASS als de siblings. Er wordt dus geen bewijs gevonden voor een specifiek intelligentieprofiel bij kinderen met ASS in het voordeel van het PIQ, zoals dit in de literatuur wel vaak teruggevonden wordt (Happé, 1994, Lincoln, Allen & Kilman, 1995; Joseph, TagerFlusberg & Lord, 2002). Voor de drie groepen wordt een relatief sterke score gerapporteerd op de subtest Woordenschat. Kinderen met ASS scoren daarnaast relatief zwak voor Substitutie, siblings en controlekinderen halen ook nog een relatief sterke score voor Woord Redeneren. 64
Tot slot is er bij controlekinderen en siblings geen samenhang tussen sociaalcommunicatieve vaardigheden en intelligentie. Bij de kinderen met ASS is er wel een significante positieve samenhang, namelijk tussen communicatieve vaardigheden en intelligentie. Bij enkel meisjes uit de siblinggroep wordt dit verband eveneens teruggevonden. Er lijkt bij kinderen met ASS geen samenhang te zijn tussen de mate van sociale responsiviteit en het IQ.
65
REFERENTIES American Psychiatric Association. (2000). Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders (4th ed.). Washington, DC: American Psychiatric Association. (Text Revision).
American Psychiaric Association. (2012). Proposed Revision American Psychiatric Association DSM-5 Development. Geraadpleegd op 25 april 2012, via http://www.dsm5.org.
Bacon, A.L., Fein, D., Morris, R., Waterhouse, L. & Allen, D. (1998). The Responses of Autistic Children to the Distress of Others. Journal of Autism and Developmental Disorders, 28(2), 129-142.
Bågenholm, A. & Gillberg, C. (1991). Psychosocial effects on siblings of children with autism and mental retardation: A population-based study. Journal of Mental Deficiency Research, 35, 291-307.
Bailey, A., LeCouteur, A., Gottesman, I., Bolton, P., Siminoff, E., Yuzda, E. & Rutter, M. (1995). Autism as a strongly genetic disorder: Evidence from a British twin study. Psychological Medicine, 25, 63-77.
Bailey, A., Palferman, S., Heavey, L. & Le Conteur, A. (1998). The phenotype in relatives. Journal of Autism and Developmental Disorders, 28, 369-392.
Barak-Levy, Y., Goldstein, E. & Weinstock, M. (2010). Adjustment characteristics of healthy siblings of children with autism. Journal of Family Studies, 16, 155164.
Baron-Cohen, S. (1987). Autism and Symbolic Play. British Journal of Developmental Psychology, 5(2), 139-148.
66
Bauminger, N. & Yirmiya, N. (2001). The functioning and wellbeing of siblings of children with autism: Behavioral-genetic and familial contributions. In Burack J.A., Charman, T., Yirmiya, N. & Zelazo , P.R. (Eds.). The development of autism: Perspectives from theory and research (61-80). Mahwah, NJ: Lawrence Erlbaum Associates. Berk, L.E. (2006). Development through the lifespan (4th ed.). Boston: Allyn and Bacon.
Bertrand, J., Mars, A., Boyle, C., Bove, F., Yeargin-Allsopp, M. & Decoufle, P. (2001). Prevalence of autism in a United States population: the Brick Township, New Jersey, investigation. Pediatrics, 108, 1155-1161.
Betancur, C. (2011). Etiological heterogeneity in autism spectrum disorders: more than 100 genetic and genomic disorders and still counting. Brain Research, 1380, 42-77. Bishop, D.V.M. (2003). Children’s Communication Checklist 2 (CCC2). London: Harcourt.
Black, D.O., Wallace, G.L., Sokoloff, J.L. & Kenworthy, L. (2009). Brief Report: IQ Split Predicts Social Symptoms and Communication Abilities in HighFunctioning Children with Autism Spectrum Disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 39, 1613-1619.
Bolton, P., MacDonald, H., Pickles, A., Rios, P., Goode, S., Crowson, M., Bailey, A. & Rutter, M. (1994). A case-control family history study of autism. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 35, 877-900.
Bolton, P.F., Pickles, A., Murphy, M. & Rutter, M. (1998). Autism, affective and psychiatric disorders: patterns of familial aggregation. Psychological Medicine, 28, 385-395.
67
Bos, A., Magez, W. & Schittekatte, M. (2011). De WPPSI-III en de WPPSI-R in de focus. Signaal, 75, 38-42.
Bosco, F. M., Friedman, O. & Leslie, A. M. (2006). Recognition of pretend and real actions in play by 1-and 2-year-olds: early success and why they fail. Cognitive Development, 21, 3–10.
Brian, J., Bryson, S.E., Garon, N., Roberts, W., Smith, I.M., Szatmari, P. & Zwaigenbaum, L. (2008). Clinical assessment of autism in high-risk 18-montholds. Autism, 12, 433-456.
Brody, G.H. & Stoneman, Z. (1986). Contextual issues in the study of sibling socialization. In: Families of Handicapped Persons: Research, Programs and Policy Issues. (eds J.J. Gallagher & P.M. Vietze), 197-217. Paul H. Brookes Publishing Company, Baltimore, New York.
Brown, J. & Whiten, A. (2000). Imitation, Theory of Mind and Related Activities in Autism: An Observational Study of Spontaneous Behaviour in Everyday Context. Autism, 4(2), 185-204.
Buruma, M.E. & Blijd-Hoogewys, E.M.A. (2010). De ontwikkeling van Joint Attention en
vroeg
sociaal-communicatief
gedrag
bij
kinderen
met
een
autismespectrumstoornis, Wetenschappelijk Tijdschrift Autisme, 9, 40-49.
Caron, M.J., Mottron, L., Berhiaume, C. & Dawson, M. (2006). Cognitive mechanisms, specificity and neural underpinnings of visuospatial peaks in autism. Brain, 129, 1789-1802.
Carpenter, M., Nagell, K. & Tomasello, M. (1998). Social cognition, JA, and communicative competence from 9 to 15 months of age. Monographs of the Society for Research in Child Development, 63, 1-143.
68
Cassel, T.D., Messinger, D.S., Ibanez, L.V., Haltigan, J.D., Acosta, S.I. & Buchman, A.C. (2007). Early Social and Emotional Communication in the Infant Siblings of Children with Autism Spectrum Disorders: An Examination of the Broad Phenotype. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 122-132.
Chakrabarti, S. & Fombonne, E. (2001). Pervasive developmental disorders in preschool children. Journal of the American Medical Association, 285, 30933099.
Chakrabarti, S. & Fombonne, E. (2005). Pervasive developmental disorders in preschool children: confirmation of high prevalence. American Journal of Psychiatry, 162, 1133-1141.
Charman, T. & Baron-Cohen, S. (1994). Another Look at Imitation in Autism. Development and Psychopathology, 6(2), 403-413.
Charman, T., Baron-Cohen, S., Swettenham, J., Baird, G., Cox, A. & Drew, A. (2001). Testing Joint Attention, Imitation and Play as Infancy Precursors to Language and Theory of Mind. Cognitive Development, 15(4), 481-498.
Charman, T., Pickles, A., Simonoff, E., Chandler, S., Loucas, T. & Baire, C. (2010). IQ in children with autism spectrum disorders: data from the Special Needs and Autism Project (SNAP), Psychological Medicine, 41, 619-627.
Colonessi, C. (2005). The emergence of a theory of mind from infancy to childhood. Related abilities at 12, 15 and 39 months of age. Proefschrift ter verkrijging van het doctoraat in de Psychologie aan de Universita di Roma ‘La Sapienza’.
Constantino, J.N., Davis, S.A., Todd, R.D., Schindler, M.K., Gross, M.M., Brophy, S.L., Metzger, L.M., Shoushtari, C.S., Splinter, R. & Reich, W. (2003). Validation of a Brief Quantitative Measure of Autistic Traits: Comparison of the Social Responsiveness Scale with the Autism Diagnostic Interview-Revised. Journal of Autism and Developmental Disorders, 33, 427-433.
69
Constantino, J.N., Zhang, Y., Frazier, T., Abbacchi, A.M. & Law, P. (2010). Sibling recurrence and the genetic epidemiology of autism. American Journal of Psychiatry, 167(11), 1349-1356.
Craig, G.J. & Baucum, D. (2002). Human development. University of Massachusetts. University of Alabama at Birmingham. Prentice Hall.
Damiani, V.B. (1999). Responsibility and adjustment in siblings of children with disabilities: update and review. Families in Society, 80, 34-40.
Dawson, G., Munson, J., Estes, A., Osterling, J., Mcpartland, J., Toth, K., et al. (2002). Neurocognitive Function and Joint Attention Abilty in Young Children with
Autism
Spectrum
Disorder
versus
Developmental
Delay.
Child
Development, 73(2), 345-358.
Dawson, M., Soulières, I., Gernsbacher, M.A. & Mottron, L. (2007). The level and nature of autistic intelligence. Psychological Science, 18, 657-662.
Dawson, G., Toth, K., Abbott, R., Osterling, J., Munson, J., Estes, A. & Liaw, J. (2004). Early social impairments in autism: social orienting, JA, and attention to distress. Journal of Developmental Psychology, 40, 271-283.
de Bruin, E.I., Verheij, F. & Ferdinant, R.F. (2006). WISC-R subtest but no overall VIQ-PIQ difference in Dutch children with PDD-NOS. Journal of Abnormal Child Psychology, 34, 263-271.
De Groote, I., Roeyers, H. & Warreyn, P. (2006). Social-Communicative Abilities in Young High-Risk Preterm Children. Journal of Developmental and Physical Disabilities, 18, 183-200.
DiLavore, P.C. & Lord, C. (1995). The Pre-Linguistic Autism Diagnostic Observation Schedule. Journal of Autism and Developmental Disorders, 25(4), 355-379.
70
Dunn, J. (1988). Annotation: sibling influences on childhood development. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 29, 119-127.
Dunn, J. & McGuire, S. (1992). Sibling and peer relationship in childhood. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 33, 67-105.
Eapen, V. (2011). Genetic basis of autism: is there a way forward? Current Opinion in Psychiatry, 24, 226-236.
Eisenberg, N. (2005). The development of empathy-related responding. In G. Carlo & C.P. Edwards (Eds.), Moral motivation through the life span (73-117). Lincoln, NE: University of Nebraska Press.
Evers, A., Braak, M.S.L., Frima, R.M. & Vliet-Mulder, J.C. van (2009-2011). Cotan Documentatie. Amsterdam: Boom test uitgevers.
Fanos, J.H., Fahrner, K., Jelveh, M., King, R. & Tejeda, D. (2005). The siblings center: a pilot program for siblings of children and adolescents with a serious medical condition. Journal of Pediatrics, 146(6), 831-835.
Feinman, S. (1982). Social Referencing in Infancy. Merrill-Palmer Quarterly, 28(4), 445-470. Ferrari, M. (1984). Chronic illness: Psychosocial effects on siblings – I. Chronically ill boys. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 25, 459-476.
Filipek, P.A., Accardo, P.J., Baranek, G.T., Cook, E.H., Dawson, G., Gordon, B. et al. (1999). The screening and Diagnosis of Autistic Spectrum Disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 29(6), 439-484.
Fisman, S.M.B., Wolf, L.M.S., Ellison, D. & Freeman, T.M.D. (2000). A longitudinal study of siblings of children with chronic disabilities. Canadian Journal of Psychiatry, 45, 369-375.
71
Folstein, S. & Rutter, M. (1977). Infantile autism: A genetic study of 21 twin pairs. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 18, 297-321.
Folstein, S.E., Santangelo, S.L., Gilman, S.E., Piven, J., Landa, R., Lainhart, J., Hein, J. & Wzorek, M. (1999). Predictors of cognitive test patterns in autism families. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 40, 1117-1128.
Fombonne, E. (2009). Epidemiology of Pervasive Developmental Disorders. Pediatric Research, 65, 6, 591-598.
Fombonne, E., Bolton, P., Prior, J., Jordan, H., & Rutter, M. (1997). A family study of autism: Cognitive patterns and levels in parents and siblings. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 38, 667-684.
Freeman, B.J., Ritvo, E.R., Mason-Brothers, A., Pingree, C., Yokota, A., Jenson, W.R., McMahon, W.M., Petersen, P.B., Mo, A., & Schroth, P. (1989). Psychometric assessment of first-degree relatives of 62 autistic probands in Utah. American Journal of Psychiatry, 146, 361-364.
Gamliel, I., Yirmiya, N. & Sigman, M. (2007). The Development of Young Siblings of Children with Autism from 4 to 54 months. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 171-183. Geurts, H.M. (2007). The Children’s Communication Checklist – Second Edition – Nederlandse bewerking. Amsterdam: Harcourt.
Giallo, R. & Gavidia-Payne, S. (2006). Child, parent and family factors as predictors of adjustment for siblings of children with a disability. Journal of Intellectual Disability Research, 50(12), 937-948.
Gillberg, C. (1994). Debate and argument: having Rett syndrome in the ICD-10 PDD category does not make sense. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 35, 377-8.
72
Gold, N. (1993). Depression and social adjustment in siblings of boys with autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 23, 147-163.
Goldberg, W., Jarvis, K., Osann, K., Laulhere, T., Straub, C., Thomas, E. et al. (2005). Brief report: Early social communication behaviors in the younger siblings of children with autism. Journal of Autism and Developmental Disabilities, 35, 657–664.
Gotham, K., Risi, S., Pickles, A., & Lord, C. (2007). The Autism Diagnostic Observation Schedule (ADOS): Revised algorithms for improved diagnostic validity. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 400-408.
Guite, J., Lobato, D., Kao B. & Plante, W. (2004). Discordance between siblings and parent reports of the impact of chronic illness and disability on siblings. Children’s Health Care, 33, 77-92.
Happé, F.G.E. (1994). Wechsler IQ profile and theory of mind in autism: A research note. Journal of Child Pyschology and Psychiatry, 35, 1461-1471.
Happé, F.G.E. (1995). The role of age and verbal ability in the theory of mind task performance of subjects with autism. Child Development, 66, 843-855.
Hart, B. (2004). What toddlers talk about. First Language, 24, 91-106.
Heimann, M., Ullstadius, E., Dahlgren, S.-O. & Gillberg, C. (1992). Imitation in autism: a preliminary research note. Behavioral Neurology, 5, 219-227.
Hoffman, M.L. (2000). Empathy and moral development. New York: Cambridge University Press.
Holtmann, M., Bolte, S. & Poustka, F. (2007). Autism spectrum disorders: sex differences in autistic behavior domains and coexisting psychopathology. Developmental Medicine and Child Neurology, 49, 361-366.
73
Houtzager, B.A., Grootenhuis, M.A. & Last, B.F. (2001). Supportive groups for siblings of pediatric oncology patients: impact on anxiety. Psycho-oncology, 10, 315-324.
Jarrold, C., Boucher, J. & Smith, P. (1993). Symbolic Play in Autism: A Review. Journal of Autism and Developmental Disorders, 23(2), 281-307.
Joseph, R.M., Tager-Flusberg, H. & Lord, C. (2002). Cognitive profiles and socialcommunicative functioning in children with autism spectrum disorder. Journal of Child Psychology and Psychitry, 43(6), 807-821.
Kaminsky, L. & Dewey, D. (2001). Siblings relationships of children with autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 31, 399-410.
Kaminsky, L. & Dewey, D. (2002). Psychosocial adjustment in siblings of children with autism. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 43, 225-232.
Kanner, L. (1943). Autistic disturbances of affective contact. Nervous Child, 2, 217250.
Kaplan, F. & Hafner, V.V. (2006), The Challenges of Joint Attention, Interaction Studies, 7(2), 135-169.
Knott, F., Lewis, C. & Williams, T. (1995). Sibling interactions of children with learning disabilities: A comparison of autism and Down’s Syndrome. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 36, 965-976.
Kogan, M.D., Blumberg, S.J., Schieve, L.A., Boyle, C.A., Perrin, J.M., Ghandour, R.M. et al. (2009). Prevalence of parent-reported diagnosis of autism spectrum disorder among children in the US, 2007. Pediatrics, 124, 1395-1403.
Landa, R. (2000). Social language use in Asperger syndrome and high-functioning autism. In A. Klin, F.R. Volkmar, & S.S. Sparrow. (Eds.), Asperger syndrome. New York: The Guilford Press, 125–155. 74
Landa, R. (2007). Early communication development and intervention for children with autism. Journal of Mental Retardation and Developmental Disabilities, 12, 16-25.
Landa, R. & Garrett-Mayer, E. (2006). Development in infants with autism spectrum disorders: A prospective study. Journal of Child Psychology and Psychiatry and Allied Disciplines, 47, 629–638.
Landa, R., Holman, K.C. & Garret-Mayer, E. (2007). Social and Communication Development in Toddlers With Early and Later Diagnosis of Autism Spectrum Disorders. Archives of General Psychiatry, 64(7), 853-864.
Lardieri, L.A., Blacher, J. & Swanson, H.L. (2000). Sibling relationships and parent stress in families of children with and without learning disabilities. Learning Disability Quarterly, 23, 105-116.
LeCouteur, A., Bailey, A., Goode, S., Pickles, A., Robertson, S., Gottesman, I. & Rutter, M. (1996). A broader phenotype of autism: The clinical spectrum in twins. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 37, 785-801.
Leekam, S.R., Lopez, B. & Moore, C. (2000). Attention and joint attention in preschool children with autism. Developmental Psychology, 36, 261-273. Leslie, A. M. (1987). Pretense and representation: the origins of “theory of mind”. Psychological Review, 94, 412–426.
Levrouw, D. (2009). Brussenondersteuning over- of onderschat? Kwalitatief onderzoek naar de betekenis van ondersteuning voor brussen van kinderen met een beperking in Vlaanderen. Masterproef, Universiteit Gent, Faculteit Psychologie en Pedagogische Wetenschappen.
Lewis, V., Boucher, J., Lupton, L. & Watson, S. (2000). Relationships Between Symbolic Play, Functional Play, Verbal and Non-verbal Ability in Young
75
Children. International Journal of Language and Communication Disorders, 35(1). 117-127.
Libby, S., Powell, S., Messer, D. & Jordan, R. (1997). Imitation of Pretend Play Acts by Children with Autism and Down Syndrome. Journal of Autism and Developmental Disorders, 27(4), 365-383.
Libby, S., Powell, S., Messer, D. & Jordan, R. (1998). Spontaneous Play in Children With Autism: A Reappraisal. Journal of Autism and Developmental Disorders, 28(6), 487-497.
Lincoln, A.J., Allen, M.H. & Kilman, A. (1995). The assessment and interpretation of intellectual abilities in people with autism. In Learning and Cognition in Autism (ed. E. Schopler and G.B. Mesibov), 89-117. Plenum: New York.
Lincoln, A.J., Courchesne, E., Kilman, B.A., Elmasian, R. & Allen, M. (1988). A study of intellectual abilities in high-functioning people with autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 18, 505-523.
Lindblad, B.M., Holritz-Rasmussen, B. & Sandman, P.O. (2007). A life enriching togetherness-meanings of informal support when being a parent of a child with disability. Scandinavian Journal of Caring Science, 21, 238-246.
Lobato, D.J., & Kao, T.B. (2002). Integrated sibling-parent group intervention to improve sibling knowledge and adjustment to chronic illness and disability. Journal of Pediatric Psychology, 27(8), 711-716.
Lord, C., Cook, E.H., Leventhal, B.L. & Amaral, D.G. (2000a). Autism Spectrum Disorders Review. Neuron, 28, 355-363.
Lord, C., Risi, S., Lambrecht, L., Cook, E.H., Leventhal, B.L., DiLavore, P.C., Pickles, A. & Rutter, M. (2000b). The autism Diagnostic Observation ScheduleGeneric: A standard measure of social and communication deficits associated 76
with the spectrum of autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 30, 205-223.
Lord, C., Rutter, M., DiLavore, P.C. & Risi, S. (1999). Autism Diagnostic Observation Schedule-WPS (ADOS-WPS), Western Psychological Services, Los Angeles.
Lord, C., Schopler, E. & Revicki, D. (1982). Sex differences in autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 12, 317-330.
Losh, M., Childress, D., Lam, K. & Piven, J. (2008). Defining key features of the broad autism phenotype: A comparison across parents of multiple- and singleincidence autism families. American Journal of Medical Genetics. Part B, Neuropsychiatric Genetics, 147, 424–433.
Maclean, J., Szatmari, P., MacLean, J.E., Bryson, S.E., Bartolucci, G. & Mahoney, W.J. (1999). Variable expressivity in affected siblings with PDD: Evidence for genetic heterogeneity. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 38, 746-753.
MacWhinney, B. (2005). Language development. In M.H. Bornstein & M.E. Lamb (Eds.), Developmental science: An advanced textbook (5th ed., 359-387). Mahwah, NJ: Erlbaum.
Marshall, C.R, Noor, A., Vincent, J.B., Lionel, A.C., Feuk, L., Skaug, J., Shago, M., Moessner, R., Pinto, D., Ren, Y., Thiruvahindrapduram, B., Fiebig, A., Schreiber, S., Friedman, J., Ketelaars, C.E.J., Vos, Y.J., Ficicioglu, C., Kirkpatrick, S., Nicolson, R., Sloman, L., Summers, A., Gibbons, C.A., Teebi, A., Chitayat, D., Weksberg, R., Thompson, A., Vardy, C., Crosbie, V., Luscombe, S., Baatjes, R., Zwaigenbaum, L., Roberts, W., Fernandez, B., Szatmari, P. & Sherer, S.W. (2008). Structural variation of chromosomes in autism spectrum disorder. The American Journal of Human Genetics, 82, 477488.
77
Mates, T.E. (1990). Siblings of autistic children: Their adjustment at home and in school. Journal of Autism and Developmental Disorders, 20, 545-553.
Matson, J.L. & Kozlowski, A.M. (2011). The increasing prevalence of autism spectrum disorders. Research in Autism Spectrum Disorders, 5, 418-425.
Mayes, S.D. & Calhoun, S.L. (2003). Analysis of WISC-III, Stanford-Binet: IV, and academic achievement test scores in children with autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 33, 329-341.
McDonough, L., Stahmer, A., Schreibman, L. & Thompson, S.J. (1997). Deficits, Delays and Distractions: An Evaluation of Symbolic Play and Memory in Children with Autism. Development and Psychopathology, 9(1), 17-41.
McHale, S.M. & Gamble, W.C. (1989). Sibling relationships of children with disabled and nondisabled brothers and sisters. Developmental Psychology, 25, 421429.
McLennan, J.D., Lord, C. & Schopler, E. (1993). Sex differences in higher functioning people with autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 23, 217227.
Meltzoff, A.N. (1999). Origins of Theory of Mind, Cognition and Communication. Journal of Communication Disorders, 32(4), 251-269.
Merin, N., Young, G. S., Ozonoff, S. & Rogers, S. J. (2007). Visual fixation patterns during reciprocal social interaction distinguish a subgroup of 6-month-old infants at-risk for autism from comparison infants. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 108–121.
Misailidi, P. (2002). Affective Expressions during Joint Attention Interactions with an Adult: The Case of Autism. Psychology: The Journal of the Hellenic Psychological Society, 9(1), 9-21.
78
Mitchell, S., Brian, J., Zwaigenbaum, L., Roberts, W., Szatmari, P., Smith, I. & Bryson, S. (2006). Early language and communication development of infants later diagnosed with autism spectrum disorder. Journal of Developmental and Behavioral Pediatrics, 27, 69–78.
Morgan, S.B., Cutrer, P.S., Coplin, J.W. & Rodrigue, J.R. (1989). Do Autistic Children Differ from Retarded and Normal Children in Piagetian Sensorimotor Functioning? Journal of Child Psychology and Psychiatry and Allied Disciplines, 30(6), 857-864.
Morgan, B., Mayberry, M. & Durkin, K. (2003). Weak central coherence, poor JA, and low verbal ability: Independent deficits in early autism. Developmental Psychology, 39, 646-656.
Mundy, P. & Gomes, A. (1998). Individual Differences in Joint Attention Skill Development in the Second Year. Infant Behaviour and Development, 21(3), 469-482.
Mundy, P., Hogan, A., & Doehring, P. (1996). A Preliminary Manual for the Abridged Early Social Communication Scale (ESCS). Unpublished manuscript.
Mundy, P., Sigman, M. & Kasari, C. (1994). Joint Attention, Developmental Level, and Symptom Presentation in Autism. Development and Psychopathology, 6(3), 389-401.
Nelson, K. (1974). Structure and strategy in learning to talk. Journal of Reading Behavior, 6, 111-112.
Newschaffer, C.J., Croen, L.A., Daniels, J., Giarelli, E., Grether, J.K., Levy, S.E., Mandell, D.S., Miller, L.A., Pinto-Martin, J., Reaven, J., Reynolds, A.M, Rice, C.E., Schendel, D. & Windham, G.C. (2007). The Epidemiolgy of Autism Spectrum Disorders. The Annual Review of Public Health, 28, 1-24.
79
Oosterling, I.J., Woudenberg, T. & Visser, J.C. (2004). Focus oudertraining. Ongepubliceerd manuscript.
Orsmond, G.I. & Seltzer, M.M. (2007). Siblings of individuals with autism or Down syndrome: effects on adult lives. Journal of Intellectual Disability Research, 21, 682696.
Ozonoff, S. & Miller, J. N. (1996). An exploration of right-hemisphere contributions to the pragmatic impairments of autism. Brain and Language, 52, 411–434.
Ozonoff, S., Rogers, S. & Sigman, M. (2005). Infants at risk of autism: A longitudinal study. Atlanta, GA: Paper presented at the biennial meeting of the Society for Research in Child Development.
Ozonoff, S., Young, G.S., Carter, A., Messinger, D., Yirmiya, N., Zwaigenbaum, L., Bryson, S., Carver, L.J., Constantino, J.N., Dopkins, K., Hutman, T., Iverson, J.M., Landa, R., Rogers, S.J., Sigman, M. & Stone, W.L. (2011). Recurrence Risk for Autism Spectrum Disorders: A Baby Siblings Research Consortium Study. Pediatrics, 128(3), 488-495.
Pan, B.A. & Snow, C.E. (1999). The development of conversation and discourse skills. In M. Barrett (Ed.), The development of language (229-249). Hove, UK: Psychology Press.
Piaget, J. (1962). Play, dreams, and imitation in childhood. New York: Norton.
Pilowsky T., Yirmiya N., Doppelt O., Gross-Tsur V. & Shalev, R.S. (2004). Social and emotional adjustment of siblings of children with autism. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 45(4), 855-856.
80
Pit-ten Cate, I.M., & Loots, G.M. (2000). Experiences of siblings of children with physical disabilities: an empirical investigation. Disability & Rehabilitation, 22(9), 399-408.
Piven, J. & Palmer, P. (1997). Cognitive deficits in parents from multiple-incidence autism families. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 38, 1011-1021.
Piven, J., Palmer, P., Jacobi, D., Childress, D. & Arndt, S. (1997). Broader autism phenotype: Evidence from a family history study of multiple-incidence autism families. The American Journal of Psychiatry, 154, 185–190.
Powell, T.H. & Gallagher, P.A. (1993). Brothers and Sisters: a Special Part of Exceptional Families, 2nd ed. Paul H. Brookes Publishing Company, Baltimore, New York.
Presmanes, A., Walden, T., Stone, W. & Yoder, P. (2007). Effects of different attentional cues on responding to joint attention in younger siblings of children with autism spectrum disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 133–144.
Ramberg, C., Ehlers, S., Nydén, A., Johansson, M. & Gillberg, C. (1996). Language and pragmatic functions in school-age children on the autism spectrum. European Journal of Disorders of Communication, 31, 387–414.
Reichman, N., Corman, H. & Noonan, K. (2008). Impact of Child Disability on the Family. Maternal and Child Health Journal, 12, 679-683. Repacholi, B.M. (1998). Infants’ use of attentional cues to identify the referent of another person’s emotional expression. Developmental Psychology, 33, 1221.
Ritvo, E.R., Jorde, L.B., Mason-Brothers, A., Freeman, B.J., Pingree, C., Jones, M.B., McMahon, W.M., Petersen, P.B., Jenson, W.R. & Mo, A. (1989). The UCLA-Unversity of Utah epidemiologic survey of autism: Recurrence risk 81
estimates and genetic counseling. American Journal of Psychiatry, 146, 10321036.
Rochat, P., Querido, J.G. & Striano, T. (1999). Emerging sensitivity to the timing and structure of protoconversation in early infancy. Developmental psychology, 35, 950-957.
Rodrigue, J.R., Geffken, G.K. & Morgan, S.B. (1993). Perceived competence and behavioral adjustment of siblings of children with autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 23, 665-674.
Rogers, S.J. (1999). An Examination of the Imitation Deficit in Autism. In J. Nadel & G. Butterwordth (eds.) Imitation in Infancy: Cambridge Studies in Cognitive Perceptual Development. New York: Cambridge University Press, 254-283.
Rogers, S. J. (2009). What are infant siblings teaching us about autism in infancy? Autism Research, 2(3), 125-137.
Rome-Flanders, T. & Cronk, C. (1995). A longitudinal study of infant vocalizations during mother-infant games. Journal of Child Language, 22, 259-274.
Rubin, K.H., Fein, G.G. & Vandenberg, B. (1983). Play. In E.M. Hetherington (Ed.), Handbook of child psychology: Vol. 4. Socialization, personality and social development (4th ed., 693-744). New York: Wiley.
Rutter, M. (2000). Genetic studies of autism: From the 1970s into the millennium. Journal of Abnormal Child Psychology, 28, 3-14.
Rutter, M. (2005). Aetiology of autism: findings and questions. Journal of Intellectual Disability Research, 29, 231-238.
Rutter, M. & Lockyer, L. (1967). A five to fifteen year follow-up study of infantile psychosis. Description of sample. British Journal of Psychiatry, 113, 11691182. 82
Sevin, B.M., Knight, C.L. & Braud, S.A. (2007). Autism and pervasive developmental disorders. In J.L. Matson (Ed.), Handbook of assessment in persons with intellectual disability (163-195). London: Academic Press.
Siegel, D.J., Minshew, N.J. & Goldstein, G. (1996). Wechsler IQ profiles in diagnoses of high-functioning autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 26, 389-406.
Sigman, M., Dijamco, A., Gratier, M. & Rozga, A. (2004). Early detection of core deficits in autism. Journal of Mental Retardation and Developmental Disabilities, 10, 221-233.
Smalley, S.L. (1997). Genetic influences in childhood-onset psychiatric disorders: Autism and attention-deficit/hyperactivity disorder. American Journal of Human Genetics, 60, 1276-1282.
Smalley, S.L. & Asarnow, R.F. (1990). Brief report: Cognitive subclinical markers in autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 20, 271-278.
Smith, T., & Perry, A. (2004). A sibling support group for brothers and sisters of children with autism. Journal on Developmental Disabilities, 11(1), 77-88.
Soulières, I., Dawson, M., Samson, F., Barbeau, E.B., Sahyoun, C.P., Strangman, G.E., Zeffiro, T.A. & Mottron, L. (2009). Enhanced Visual Processing Contributes to Matrix Reasoning in Autism. Human Brain Mapping, 30, 40824107.
Stenberg, C. (2003). Effects of maternal inattentiveness on infant social referencing. Infant and Child Development, 12, 399-419.
Stone, W.L., Caitlin, R., McMahon, C.R., Yoder, P.J. & Walden, T.A. (2007). Early social-communicative and cognitive development of younger siblings of children with autism spectrum disorders. Archives of Pediatrics and Adolescent Medicine, 161, 384–390. 83
Stone, W.L., Ousley, O.Y., Yoder, P.J., Hogan, K.L. & Hepburn, S.L. (1997). Nonverbal Communication in Two- and Three-Year-Old Children with Autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 27(6), 677-696.
Stone, W.L. & Yoder, P.J. (2001). Predicting Spoken Language Level in Children with Autism Spectrum Disorders. Autism, 5(4), 341-361.
Stoneman, Z. & Brody, G.H. (1993). Sibling relationships in the family context. In: The effects of Mental Retardation, Disability and Illness on Sibling Relationships: Research Issues and Challenges, (eds. Z. Stoneman & P. Waldman), 3-30. Paul H. Brookes Publishing Company, Baltimore, New York.
Stoneman, Z., Brody, G.H., Davis, C.H., Crapps, J.M. & Malone, D.M. (1991). Ascribed role relations between children with mental retardation and younger siblings. American Journal of Mental Retardation, 95, 537-330.
Striano, T. & Rochat, P. (2000). Emergence of selective social referencing in infancy. Infancy, 1, 253-264.
Szatmari, P., Jones, M.B., Tuff, L., Bartolucci, G., Fisman, S., & Mahoney, W. (1993). Lack of cognitive impairment in first-degree relatives of children with pervasive developmental disorders. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 32, 1264-1273.
Szatmari, P., Jones, M.B., Zwaigenbaum, L. & MacLean, J.E. (1998). Genetics of autism: Overview and new directions. Journal of Autism and Developmental Disorders, 28, 351-386.
Tager-Flusberg, H. & Joseph, R.M. (2003). Identifying neurocognitive phenotypes in autism. Philosophical Transactions of the Royal Society of London, 358, 303314.
84
Tomasello, M. (1995). Joint attention as social cognition. In Moore, C., and Dunham, P. J. (eds.), Joint Attention. Its Origins and Role in Development, Erlbaum, Hillsdale, NJ, 103-129.
Tomasello, M. (2001). Cultural Transmission: A View from Chimpanzees and Human Infants. Journal of Cross-Cultural Psychology, 32(2), 135-146.
Tomasello, M., Carpenter, M., Call, J., Behne, T. & Moll, H. (2005). Understanding and sharing intentions: The origins of cultural cognition. Behavioral and Brain Sciences, 28, 675-735.
Toth, K., Dawson, G., Meltzoff, A.N., Greenson, J. & Fein, D. (2007). Early Social, Imitation, Play and Language Abilities of Young Non-Autistic Siblings of Children with Autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 145-157.
Tsai, L.Y. & Beilser, J.M. (1983). The development of sex differences in infantile autism. British Journal of Psychiatry, 142, 373-378.
Tsatsanis, K.D. (2005). Neuropsychological characteristics in autism and related conditions. In Handbook of Autism and Pervasive Developmental Disorders, 3rd edn (ed. F.R. Volkmar, R. Paul, A. Klin and D. Cohen), 365-381. Wiley: New Jersey.
Verhulst, F.C., Verheij, F. & Ferdinand, R.F. (Red.)
(2003). Kinder- en
Jeugdpsychiatrie; Psychopathologie. Assen: Koninklijke van Gorcum.
Volden, J. & Phillips, L. (2010). Measuring Pragmatic Language in Speakers With Autism Spectrum Disorders: Comparing the Children’s Communication Checklist-2 and the Test of Pragmatic Language. American Journal of Speech-Language Pathology, 19, 204-212.
85
Volkmar, F.R. (1987). Social development. In Cohen, D.J., Donnellan, A.M. & Paul, R. (eds.), Handbook of Autism and Pervasive Developmental Disorders, Wiley, New York, 41-61.
Volkmar, F.R., Lord, C., Bailey, A., Schultz, R.T. & Klin, A. (2004). Autism and pervasive developmental disorders. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 45, 135-170.
Waeterschoot, J. (2008). Aanleren van JA vaardigheden bij jonge kinderen met een autismespectrumstoornis: een interventiestudie. Scriptie neergelegd tot het behalen van de graad van Licentiaat in de Psychologie, Optie Klinische Psychologie. Universiteit Gent.
Warreyn, P., Roeyers, H. & De Groote, I. (2005). Early social communicative behaviours of preschoolers with autism spectrum disorder during interaction with their mothers. Autism, 9, 342-361.
Wassink, T. H., Brzustowicz, L. M., Bartlett, C. W. & Szatmari, P. (2004). The search for autism disease genes. Mental Retardation and Developmental Disabilities Research Reviews, 10, 272–283. Wechsler, D. (1991). Wechsler Intelligence Scale for Children – Third Edition. San Antonio, TX: Psychological Corporation. Wechsler, D. (1997). Wechsler Adult Intelligence Scale – Third Edition. San Antonio, TX: Psychological Corporation. Wechsler, D. (2002). Wechsler Preschool and Primary Scale of Intelligence – Third Edition. San Antonio, TX: Psychological Corporation.
Wechsler, D. & Naglieri, J.A. (2008). Wechsler Nonverbal Scale of Ability. Nederlandstalige bewerking. Afname en Scoringshandleiding. Amsterdam: Pearson Assessment and Information BV.
86
Wechsler, D., Hendriksen, J. & Hurks, P. (2009). WPPSI-III-NL. Nederlandstalige bewerking.
Afname
en
Scoringshandleiding.
Amsterdam:
Pearson
Assessment and Information BV.
Werner, E., Dawson, G., Munson, J. & Osterling, J. (2005). Variation in early developmental course in autism and its relation with behavioral outcome at 3-4 years of age. Journal of Autism and Developmental Disorders, 35(3), 337350.
Wetherby, A.M. in: Charman, T. & Stone, W. (2006). Social & communication development in autism spectrum disorders, early identification, diagnosis and intervention, Guilford Press.
Willemsen-Swinkels, S.H.N. & Buitelaar, J.K. (2002). The autistic spectrum: subgroups, boundaries, and treatment. Psychiatric Clinics of North America, 25, 811-836.
Wing, L. (1981). Sex ratios in early childhood autism and related conditions. Psychiatric Research, 5, 129-137.
Wing, L. & Gould, J. (1979). Severe Impairments of Social Interaction and Associated Abnormalities in Children: Epidemiology and Classification. Journal of Autism and Developmental Disorders, 9, 11-29.
Wing, L. & Potter, D. (2002). The epidemiology of autistic spectrum disorders: Is the prevalence rising? Mental Retardation and Develpmental Disabilities Research Reviews, 8, 151-160.
Yirmiya, N., Gamliel, I., Pilowsky, T., Feldman, R., Baron-Cohen, S. & Sigman, M. (2006). The development of siblings of children with autism at 4 and 14 months: Social engagement, communication, and cognition. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 47, 511–523.
87
Yirmiya, N., Gamliel, I., Shaked, M. & Sigman, M. (2007). Cognitive and Verbal Abilities of 24- to 36-month-old Siblings of Children with Autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 218-229.
Yoder, P., Stone, W.L., Walden, T. & Malesa, E. (2009). Predicting social impairment and ASD diagnosis in younger siblings of children with autism spectrum disorder. Journal of Autism and Developmental Disorders, 39, 1381-1391.
Zwaigenbaum, L., Bryson, S., Rogers, T., Roberts, W., Brian, J. & Szatmari, P. (2005). Behavioral manifestations of autism in the first year of life. International Journal of Developmental Neuroscience, 23, 143-152.
Zwaigenbaum, L., Szatmari, P., Mahoney, W., Bryson, S., Bartolucci, G. & MacLean, J. (2000). High functioning autism and childhood disintegrative disorder in half brothers. Journal of Autism and Developmental Disorders, 30, 121-126.
88
