Als baby was hij al anders. Vroege signalen van een autismespectrumstoornis in kaart brengen via home video s

UNIVERSITEIT GENT Faculteit Psychologie en Pedagogische Wetenschappen Academiejaar 2010 – 2011 1e examenperiode

Als baby was hij al ‘anders’. Vroege signalen van een autismespectrumstoornis in kaart brengen via home video’s Masterproef neergelegd tot het behalen van de graad van master in de psychologie, afstudeerrichting klinische psychologie door Melanie Vervloet (00604617)

Promotor: Prof. Dr. Herbert Roeyers Begeleiding: Dr. Petra Warreyn -1-

Inhoudstafel Abstract ……………………………………………………………………………….3 Inleiding ……………………………………………………….....................................3 Wat zijn autismespectrumstoornissen? ………….…………………………….……. 3 Belang van vroege diagnose ..…………………………………………………..….....6 Vroege kenmerken .……………………………………………………………..........9 Retrospectieve ouderlijke rapportage .………………………………………....10 Prospectieve studies ….……………………………………………………….. 13 Case studies ….………………………………………………………............... 19 Retrospectief homevideo-onderzoek .....……………………………………….22 Conclusie …..……………………………………………………….................. 30 Hypothesen en onderzoeksvragen …...…………………………………………….. 32

Methoden………………………………………………………..................................32 Participanten ……………………………………………………………...................32 Voorbereiding homevideo’s en codering …...………………………………………35 Interbeoordelaarsbetrouwbaarheid ………………………………………………….35

Resultaten ..………………………………………………………..............................36 Blikrichting ………………………………………….………………………………37 Hoofdmobiliteit ……………………………………………………………………..38 Vocalisaties …...…………………………………………………………………….39 Affect …..……………………………………………………………………………40 Armmobiliteit …...…………………………………………………………………..40 Beenmobiliteit ………………………………………………………………………41 Tonus …..……………………………………………………………………………42 Mond ………………………………………………………………………………..43

Discussie ...………………………………………………………...............................43 Resultaten en terugkoppeling onderzoeksvragen …….……………………………..43 Beperkingen en pluspunten …………………………………………………………45 Aanbevelingen toekomstig onderzoek …….………………………………………..46 Theoretische en klinische implicaties …………………….…………………………47 Conclusie …...……………………………………………………………………….48

Appendix .……………………………………………………………………………49 Referentielijst ...……………………………………………………….......................51 Dankwoord …………………………………………………………………………..57 -2-

Abstract Deze studie voert onderzoek naar specifieke pathologische gedragingen die kunnen discrimineren tussen kinderen met een autismespectrumstoornis (ASS) en normaalontwikkelende kinderen vóór de leeftijd van 7 maanden. De gedragingen van het kind waarin we geïnteresseerd waren, zijn de volgende: blikrichting, hoofdmobiliteit, vocalisaties, affect, armen beenmobiliteit, tonus en wat het kind doet met zijn mond. De manier waarop we deze gedragingen beoogden te bestuderen was via homevideo’s verkregen van de ouders van kinderen met ASS en kinderen zonder ASS (de controlegroep). Deze homevideo’s toonden beelden van het kind nog voor er sprake was van een diagnose ASS. Uit deze video’s werden bepaalde fragmenten geselecteerd, meerbepaald deze waar een tweede of derde persoon in interactie was met het desbetreffende kind. Na

deze

selectie

werden

alle

video’s

gecodeerd

met

behulp

van

het

softwareprogramme The Observer XT (Noldus, 2010). Dit liet ons toe om elk gedrag vertraagd te bekijken, zodat een zo minutieus mogelijke codering mogelijk was. Voor de uiteindelijke analyse behielden we een totale steekproef van 30 participanten. 13 van deze waren kinderen met ASS. De controlegroep bestond uit 17 kinderen. Uit de analyses konden we besluiten dat er wel degelijk subtiele verschillen te vinden zijn tussen kinderen met ASS en normaalontwikkelende kinderen tijdens de eerste 6 levensmaanden. We vonden dat kinderen met ASS frequenter ergens anders naartoe keken, frequenter hun hoofd recht hielden en minder vaak één been bewogen. Verder onderzoek met een grotere steekproef is zeker aangewezen en kan naar ons inziens nog andere significante verschillen aan het licht brengen.

Inleiding Wat zijn autismespectrumstoornissen?

Een autismespectrumstoornis (ASS) wordt beschouwd als een ontwikkelingsstoornis met een neurobiologische oorzaak. (Levy, Mandell, & Schultz, 2009), waardoor de hersenen van mensen met ASS anders functioneren. Er zijn veel factoren die aantonen -3-

dat ASS een multifactoriële stoornis is (Rutter, 2005), met elke genetisch verdachte locus verantwoordelijk voor slechts een kleine fractie van de gevallen of met een klein effect (Geschwind, 2009). De Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders, 4e text revised (DSM-IVTR, APA, 2000) en de International Classification of Diseases, 10e editie (ICD-10, WHO,

1993)

classificeren

5

aparte

stoornissen

onder

pervasieve

ontwikkelingsstoornissen: autistische stoornis, Asperger syndroom, PDD-NOS, syndroom van Rett en desintegratieve stoornis. Deze stoornissen worden ook autismespectrumstoornissen genoemd. In de praktijk wordt echter eerder geopteerd om enkel de 3 eerstgenoemde stoornissen op te nemen in de benaming autismespectrumstoornissen. Het syndroom van Rett en de desintegratieve stoornis hebben namelijk een ander klinisch verloop en een verschillende pathofysiologie. Tevens worden er andere diagnostische methodes gebruikt voor deze stoornissen (Levy et al., 2009). Autisme werd voor het eerst herkend als coherente stoornis door Kanner (1943). Sindsdien worden bijzonderheden in het gedrag bij ASS gecategoriseerd in 3 algemene gebieden: de autistische triade (Wing & Gould, in Happé & Ronald, 2008). Deze 3 kerngebieden met deficits zijn: communicatie, sociale interactie en stereotiepe en beperkte gedragingen, interesses en activiteiten (van Daalen et al., 2009). In de huidige diagnostische systemen (DSM-IV-TR, ICD-10) moeten er verstoringen gevonden worden in alle 3 deze gebieden om een diagnose mogelijk te maken (Happé & Ronald, 2008). Aangezien er geen gekende neurologische of overt fysieke kenmerken zijn die betrouwbaar ASS karakteriseren is de herkenning ervan gebaseerd op gedragsmatige manifestaties van de stoornis. (Clifford, Young, & Williamson, 2007). Men mag echter niet uit het oog verliezen dat elke persoon met autisme uniek is. Geen enkel kind of volwassene zal dus alle kenmerken hebben die hieronder beschreven staan. Wel zullen ze een aantal overlappende kenmerken hebben, die dan binnen de waaier vallen van wat we ASS noemen (Geschwind, 2009). Hoewel de meerderheid van kinderen met ASS al symptomen vertoont tijdens de vroege kindertijd en de meeste ouders al problemen verdenken voor het eerste levensjaar (Adrien et al., 1993; Osterling & Dawson, 1994), worden kinderen gewoonlijk niet formeel gediagnosticeerd voor de leeftijd van 3 jaar (Baron-Cohen et al., 1996; Howlin & Asgharian, 1999). -4-

De huidige diagnostische systemen zijn meestal ook grotendeels afhankelijk van gedrag dat zich later in de ontwikkeling vertoont. Veel van de DSM-IV en DSM-IVTR diagnostische criteria voor autisme zijn bijvoorbeeld ongerelateerd aan de diagnose van kinderen onder de 2 jaar. Sommige items, zoals gebrek aan vrienden, gespreksvaardigheden en ongebruikelijke patronen van spraak, zijn gewoon niet van toepassing op jonge kinderen (Stone et al., 1999). Wat de gedragingen binnen het domein van repetitieve interesses en activiteiten betreft, ondervonden Stone et al. (1999) dat dit sterk varieerde van kind tot kind. Binnen dit domein vond men nog meest van al een preoccupatie van beperkte interesses terug. Het vasthouden aan bepaalde routines en rituelen werd zelden gezien bij deze groep jonge kinderen. Ook Woods & Wetherby (2003) constateerden dat de derde diagnostische karakteristiek (stereotiepe en beperkte gedragingen, activiteiten en interesses) gewoonlijk niet evident is voor de leeftijd van 3 jaar. Dit bevestigt eerdere bevindingen dat dit soort gedrag hoogstwaarschijnlijk slechts later optreedt in het ontwikkelingsverloop van autisme (Lord, 1995; Stone et al., 1999). Hierdoor moeten jonge kinderen dus wel een hogere proportie van de andere items vertonen om de cut-off te halen (Eaves & Ho, 2004), wat dan onderrapportering als resultaat heeft. Initiële onderzoeken over de proportie van autismespectrumstoornissen toonden aan dat deze zeer zeldzame aandoeningen waren, met een prevalentie van 4/10 000 (Wing, Yeates, Brierley, & Gould, 1976). Fombonne (2009b) selecteerde recent echter 53 studies, gepubliceerd tussen 1966 en 2008, om tot een beter beeld van de prevalentie van ASS te komen. Hij concludeerde dat 60-70/10 000 een goede schatting was daarvan. Fombonne voegde hier aan toe dat deze stijging in prevalentie de voorbije jaren waarschijnlijk te wijten is aan veranderingen in concepten, definities, beschikbaarheid van bepaalde diensten en verhoogde bewustwording van het bestaan van autismespectrumstoornissen. De mogelijkheid dat een echte verandering in de onderliggende incidentie bijgedragen heeft aan de hogere prevalentiecijfers moet echter nog nader onderzocht worden, rekening houdend met de verschillende methoden die men gebruikte om de prevalenties te onderzoeken. Autismespectrumstoornissen lijken dus één van de meest voorkomende ernstige stoornissen in de kindertijd, geassocieerd met grote persoonlijke, familiale en sociale problemen (Ganz, 2007). -5-

Belang van vroege diagnose

Gillberg et al. (in Eaves & Ho, 2004) waren één van de eersten die bevestigden dat kinderen konden gediagnosticeerd worden onder de leeftijd van 3 jaar, met een kans van 75% om nog altijd aan de diagnose te voldoen verschillende jaren later. Ook Lord (1995) vond dat de klinische diagnose van ASS bij tweejarige kinderen met een vermoeden van autisme relatief stabiel was over de tijd. Meer dan 10 jaar later kwamen Lord et al. (2006) opnieuw tot de conclusie dat de diagnostische stabiliteit op de leeftijd van 9 jaar erg hoog was voor autisme op 2 jaar. Deze en andere studies (Cox et al, 1999; Stone et al, 1999) suggereren dus dat het bredere spectrum van autisme betrouwbaar kan gediagnosticeerd worden bij heel jonge kinderen, zowel bij een populatiegebaseerde steekproef als bij klinisch doorverwezen kinderen. ASS ontwikkelt zich dus al voor de leeftijd van 3 jaar, waarbij de meeste kinderen zelfs al tekens van abnormaliteit vertonen in hun eerste levensjaar (Volkmar, Chawarska, & Klin, 2005). Hoewel veel ouders van kinderen met ASS zich al vroeg zorgen maken over de sociale en communicatieve ontwikkeling van hun kinderen, blijft ASS over het algemeen ongediagnosticeerd tot de latere kleuterjaren of zelfs daarna (Howlin & Asgharian, 1999). Behalve ouderrapportage (Vostanis et al., 1998; Young, Brewer, & Pattinson, 2003; Werner & Dawson 2005; Watson et al., 2007) zijn er nochtans nog andere bronnen die wijzen op het bestaan van vroege tekens van ASS: homevideo’s (Adrien et al., 2003; Osterling & Dawson, 1994; Mars, Mauk, & Dowrick, 1998; Baranek, 1999; Werner, Dawson, Osterling, & Dinno, 2000; Osterling, Dawson, & Munson, 2002; Clifford et al., 2007; Clifford & Dissanayake, 2008; Muratori, Apicella, Muratori, & Maestro, 2011), case studies van kinderen die later gediagnosticeerd werden met autisme (Dawson, Osterling, Weltzoff, & Kuhl, 2000; Bernabei & Camaioni, 2001) en onderzoek bij kinderen met een verhoogd risico op ASS (Baron-Cohen, Allen, & Gillberg, 1992; Lord, 1995; Gillberg et al., in Gray & Tonge, 2001; Zwaigenbaum et al., 2005; Mitchell et al., 2006; Nadig et al., 2007; Ozonoff et al., 2010). Uiteraard heeft vroege detectie van ASS verschillende voordelen. Voor de familie betekent dit dat men door een vroege opsporing van autisme een (al dan niet professioneel) steunsysteem kan zoeken indien gewenst. Bovendien kunnen -6-

familieleden zich laten informeren over ASS, zodat men de gepaste medische zorg kan voorzien voor het kind, de gepaste school kan vinden, enz… (Cox et al., 1999). Een accurate monitoring van de ontwikkeling van de kinderen en een goede planning in het onderwijs kan het schoolverloop van kinderen met ASS uiteraard alleen maar ten goede komen (Oosterling et al., 2010). Gegeven het belang van genetische factoren in de etiologie van ASS, kan vroege detectie van de stoornis ook betekenen dat genetische counseling mogelijk is voor de ouders en andere familieleden (van Daalen et al., 2009). Zo kan men bijvoorbeeld vernemen wat het risico is om nog een kind met ASS te krijgen (Oosterling et al., 2010). Daarenboven is vroegtijdige detectie ook kosteneffectief. Late identificatie kan immers betekenen dat dure behandelingsprogramma’s nodig zijn voor secundaire gedragsproblemen die hadden voorkomen kunnen worden of ten minste effectiever hadden kunnen behandeld worden (Barnett & Escobar, in Oosterling et al., 2010). Tenslotte faciliteert vroege detectie van ASS de start van een vroege interventie (van Daalen et al., 2009). Het lange uitstel tussen de initiële bezorgdheden van de ouders en een eventuele diagnose zorgt er immers voor dat vele ouders het gevoel hebben dat er kostbare tijd verloren is. Vroege detectie kan er dan voor zorgen dat uitstel van diagnose wordt vermeden of toch tenminste wordt geminimaliseerd (Bryson, Rogers, & Fombonne 2003). Uit onderzoek is namelijk gebleken dat inconsistente diagnose in de peuterjaren voor veel stress zorgt bij ouders van kinderen met ASS. Dit toont het belang aan van training van kinderartsen en andere professionelen in het herkennen van vroege signalen van ASS (Woods & Wetherby, 2003). Dit belang wordt nog duidelijker wanneer we zien dat verscheidene studies suggereren dat het klinische oordeel (op 2 jaar) superieur is aan diagnostische algoritmes van een gestandaardiseerd interview, bijvoorbeeld de Autism Diagnostic Interview Revised (ADI-R) of gestandaardiseerde observatie, bijvoorbeeld de Autism Diagnostic Observation Schedule-Generic (ADOS-G) in het voorspellen van de latere diagnostische classificatie van kinderen (Cox et al., 1999; Lord, 1995; Lord et al., 2006). Ook Charman en Baird (2002) dachten dat het klinisch oordeel van ervaren professionelen accurater is dan vertrouwen op criteria of metingen die oorspronkelijk ontwikkeld zijn voor oudere kinderen. Voor professionelen laat vroege diagnostiek dan weer toe om te leren over de ontwikkelingstrajecten van ASS in de vroege kinderjaren en om voorspellende -7-

factoren te identificeren (Werner et al., 2005). Dit kan dan op zijn beurt weer de ontwikkeling van een training in het identificeren van vroege kenmerken van ASS bevorderen. Sinds de kijk op autisme radicaal is veranderd door onderzoek gepubliceerd in de voorbije 20 jaar wordt nu ook algemeen aanvaard dat psychosociale interventies in staat zijn om het verloop van de stoornis te veranderen (Bryson et al., 2003). In 2011 maakten Wallace en Rogers een meta-analyse van 32 onderzoeken bij groepen jonge kinderen die prematuur geboren waren, een ontwikkelingsachterstand hadden of risico op intellectuele achterstand. Elk van de kinderen opgenomen in deze review had een interventie genoten vóór de leeftijd van 3 jaar. De gemiddelde effectsizes van deze 3 groepen kinderen samen suggereren een hoge mate van plasticiteit in de ontwikkelingsuitkomsten bij jonge kinderen met gekende tekorten op vlak van de ontwikkeling. Deze bevindingen kunnen vermoedelijk ook doorgetrokken worden naar kinderen met een autismespectrumstoornis. Ook onderzoek specifiek gericht op kinderen met ASS vond dat de optimale leeftijd voor het beginnen van een vroege interventie al vóór de leeftijd van 4 jaar is (Harris & Handleman, 2000; Rogers, 1996) of zelfs vóór de leeftijd van 3 jaar (Woods & Wetherby, 2003). De meeste werkers in de gezondheidszorg beschouwen vroege interventie dan ook als heel belangrijk (Filipek et al., 1999). Het zorgt voor betere lange-termijnresultaten (Oosterling et al., 2010) en maximaliseert de uitkomsten van kinderen met ASS (Woods & Wetherby, 2003), en dan vooral bij deze die al over betere cognitieve vaardigheden beschikken (Eaves & Ho, 2004). Individuele verschillen moeten dus wel in rekening worden genomen, want variabiliteit in respons op behandeling is eerder regel dan uitzondering (Fombonne, 2009a). Dawson (2008) besloot dat als een kind wordt doorverwezen vóór een achteruitgang in taal- en sociale vaardigheden, de impact van vroege interventie zelfs nog groter is, gezien sommige van deze verliezen kunnen voorkomen worden. Ook de aanvang van secundaire (compensatorische) gedragingen kan voorkomen worden of ten minste worden geminimaliseerd door vroege interventie (Young et al., 2003). Al deze bevindingen, samen met de ernst van autisme en de hoge prevalentie, argumenteren voor een vroege detectie (Bryson et al., 2003). Wel moet erop worden gewezen dat screening in primaire zorg een gevoelige zaak is. -8-

Vals-positieve resultaten kunnen ouders namelijk onnodige angst bezorgen of ervoor zorgen dat er een cascade volgt van verdere onderzoeken die vermeden hadden kunnen worden (Oosterling et al., 2010), wat dan zorgt voor een extra last voor de ouders en de gezondheidszorg (Fombonne, 2009a). Vals-negatieve resultaten daarentegen zouden ouders onterecht kunnen geruststellen en een vroege start van interventie kunnen uitstellen (Oosterling et al., 2010). Een screeningsinstrument moet dus voldoende sensitief en specifiek zijn. Het verlagen van de leeftijd van initiële diagnose houdt ook nog andere uitdagingen in. De fenotypische expressie van ASS op 2 jaar of jonger zou kunnen verschillen van deze op 3 jaar of ouder, wat accuraat diagnosticeren moeilijker maakt (van Daalen et al., 2009). Naast het niet erg bruikbaar blijken van de DSM-classificatie van pervasieve ontiwkkelingsstoornissen bij kinderen onder de 3 jaar (Stone et al., 1999) en de bevinding dat beoordelingen door ervaren professionelen accurater zijn dan te vertrouwen op criteria of methoden ontwikkeld voor oudere kinderen (Charman & Baird, 2002), zijn er nog andere redenen te vinden waarom vroege detectie niet vaak toegepast wordt: de variabiliteit in gedrag bij jonge kinderen, gebrek aan adequate verwijzingen door primaire zorgverstrekkers, gebrek aan kennis over de beschikbare diensten of gebrek aan toegang tot deze diensten (Woods & Wetherby, 2003). De meeste families uiten hun bezorgdheid aan hun kinderarts tegen de tijd dat hun kind 18 maanden is (Howlin & Moore, 1997). Toch is het niet ongewoon dat professionelen het niet met elkaar eens zijn of er al dan niet reden tot bezorgdheid is wanneer een kind een achterstand in de ontwikkeling van sociale en communicatieve vaardigheden vertoont (Woods & Wetherby, 2003). Wanneer

er

sprake

is

van

biologische

risicofactoren

(bijvoorbeeld

laag

geboortegewicht, perinatale complicaties, enz…) of wanneer communicatie- en taalachterstanden samen bestaan met significante fysieke, sensorische of cognitieve disfuncties is vroegere doorverwijzing wel meer waarschijnlijk (Woods & Wetherby, 2003).

Vroege kenmerken

ASS wordt verondersteld al vanaf de geboorte aanwezig te zijn, hoewel een -9-

minderheid van de kinderen wel een normaal ontwikkelingstraject doormaakt, gevolgd door een regressie gedurende het tweede levensjaar (Maestro et al., 2004). We vermeldden ook al dat ouders zich meestal vroeg zorgen maken over de ontwikkeling van hun kind, terwijl de diagnose meestal pas jaren later komt (Adrien et al., 1993; Osterling & Dawson, 1994). De vraag rijst dus of er vroege kenmerken van autismespectrumstoornissen bestaan die betrouwbaar kunnen geïdentificeerd worden. Om deze vraag te beantwoorden heeft men verschillende soorten studies geraadpleegd waaronder retrospectieve ouderlijke rapportages, prospectieve studies, analyses van homevideo’s en individuele case studies (Gray & Tonge, 2001).

Retrospectieve ouderlijke rapportage. Deze methode is lange tijd gebruikt als bron van informatie over de ontwikkeling van ASS in de kindertijd (Barbaro & Dissanayake, 2009). Tabel 1 geeft een overzicht van onderzoek naar retrospectieve ouderlijke rapportage. Al deze studies vonden moeilijkheden terug op sociaal vlak. Ze stelden vast onder andere dat jonge kinderen met ASS minder wilden knuffelen, minder interesse hadden in andere kinderen, minder controleerden of hun ouders in de buurt waren, minder spontaan zwaaiden, minder wezen en iemand anders vinger volgden, minder reageerden op hun naam, minder sociaal glimlachten, minder oogcontact maakten, minder gedeelde blijdschap toonden in interactie, minder joint attention vertoonden, enz… (Vostanis et al., 1998; Young et al., 2003; Werner et al., 2005; Watson et al., 2007). Daarnaast constateerde men ook vaak een achterstand terug op vlak van taal en communicatie (Vostanis et al., 1998; Young et al., 2003; Watson et al., 2007). Moeilijkheden met imitatie (Vostanis et al., 1998; Werner et al., 2005; Watson et al., 2007) en met het zichzelf reguleren (Werner et al., 2005; Watson et al., 2007) kwamen ook enkele keren voor in deze studies. Werner et al. (2005) stelden echter vast dat deze gedragingen goed differentieerden tussen kinderen met ASS en normaalontwikkelende kinderen, maar niet tussen kinderen met ASS en kinderen met een ontwikkelingsachterstand. Young et al. (2003) vonden als enige terug dat kinderen met ASS volgens hun ouders moeilijkheden met spel vertoonden. Dit gebrek aan spel kwam echter pas aan het licht boven de 20 maanden.

- 10 -

Tabel 1 Overzicht Retrospectieve Ouderlijke Rapportage Referentie

Kinderen

Selectie

Maten

Markers

Vostanis et

121 ASS

Gerekruteerd via geestelijke

Vragenlijst naar vroege bezorgdheden

Moeilijkheden op vlak van:

al. (1998)

Lftd: 12-18 maanden

gezondheidszorg of

van de ouders

- fysiek contact

ontwikkelingscentra

- taal en communicatie - imitatie

Young et

81 ASS

Gerekruteerd via de Autism

Vragenlijst naar aard en leeftijd aanvang


al. (2003)

Lftd: variabel

Association in 4 Australische staten

van vroege signalen van abnormale

- motoriek

ontwikkeling

- communicatie - spel - sociaal bewustzijn - ongewone preoccupaties

Werner et

72 ASS

Gerekruteerd uit oudergroepen,

The Early Development Interview


al. (2005)

34 DD

scholen, klinieken, het Departement

- socialisatie

39 TD

of Developmental Disorders en de

- zelfregulatie

Lftd: 0-24 maanden

Universiteit van Washington

- imitatie

Watson et

38 ASS

Gerekruteerd via de Universiteit van

Retrospectieve versie van de First Year


al. (2007)

15 ODD

North Carolina, diagnostische en

Inventory

- socialisatie

40 TD

therapeutische klinieken in North

- communicatie

Lftd: 0-1 jaar

Carolina en van mond tot mond

- zelfregulatie

* ASS = autismespectrumstoornis; DD = developmental delay; TD = typical development; ODD = other developmental disorder; lftd = leeftijd

11

Tenslotte werd ook nog eenmalig opgemerkt dat een substantiële proportie van de respondenten aangaf dat hun kind ongewone preoccupaties had. Deze ouders gaven aan dat hun kinderen zich vasthielden aan doelloze rituelen of routines en dat ze van slag waren als iemand hen hierin verhinderde. Deze gedragingen leken echter wel maar te verschijnen rond de leeftijd van 20 tot 30 maanden (Young et al., 2003). Bovendien vonden Young et al. (2003) dat 34,6 % van de ouders uit hun steekproef al moeilijkheden ervoeren vanaf de geboorte. 59, 3 % van de ouders geloofden dat er een periode van normale ontwikkeling was, gevolgd door een regressie. De leeftijd waarop die regressie plaatsvond varieerde tussen 5 en 36 maanden. Ook Watson et al. (2007) vonden dat kinderen met ASS al vanaf de leeftijd van 3 tot 6 maanden meer sociale verstoringen vertoonden dan normaalontwikkelende kinderen.

Ze

hadden

ook

meer

verstoringen

dan

kinderen

met

een

ontwikkelingsachterstand op 13 tot 15 maanden. Dit toont aan dat het zeker zinvol kan zijn om diagnostisch onderzoek uit te voeren bij heel jonge kinderen. Een beperking van ouderlijke rapportagestudies is dat de antwoorden van ouders onderhevig kunnen zijn aan incorrecte geheugenoproeping (Zwaigenbaum et al., 2005). Een manier om dit probleem te minimaliseren is ouders van hele jonge autistische kinderen te vragen om meer recente gedragingen op te roepen (Gray & Tonge, 2001). Het is ook mogelijk dat het labelen van het kind als autistisch ervoor zorgt dat de geheugenoproeping van de ouders wordt beïnvloed. Men zou het vroegere gedrag van het kind kunnen herinterpreteren binnen het huidige diagnostische kader en hun nieuw verworven kennis (Gray & Tonge, 2001). Ouders zijn bovendien niet getraind om enkele subtiele symptomen op te merken, in tegenstelling tot getrainde professionelen (Palomo & Ozonoff, 2006). Verder beïnvloeden nog verschillende factoren de antwoorden van de ouders en dus de betrouwbaarheid van de data, zoals alertheid in het herkennen van gedrag, ouderlijke leeftijd, sociale omstandigheden, educationeel niveau, de aan- of afwezigheid van leeftijdsgenootjes, socio-economische status, persoonlijkheid, intelligentie en mentale gezondheid van de ouders (Gillberg, in Barbaro & Dissanayake, 2009). Er moet echter wel worden vermeld dat Clifford en Dissanayake (2008) recent vonden dat de bevindingen van ouderlijke rapportagestudies grotendeels overeenkomen met de bevindingen uit homevideo-studies. 12

Bovenop de gedragsmatige tekens geïdentificeerd door retrospectieve studies heeft men recent ook biologische markers onderzocht als mogelijke tekens van ASS. Hieruit bleek dat vooral een grotere hoofdomtrek een belangrijke rol speelt. Hoewel hoofdomtrek normaal of bijna normaal is bij de geboorte, zorgt een daaropvolgende versnelde groei van het hoofd gedurende de eerste 2 levensjaren ervoor dat ongeveer 20% van de kinderen met ASS een hoofdomtrek heeft boven het 97ste percentiel (Dissanayake, Bui, Huggins, & Loesch, 2006; Fukumota et al., 2008). Gezien dit een factor is die gemakkelijk kan opgenomen worden in een onderzoek, is dit zeker ook het vemelden waard. Data over de hoofdomtrek kunnen dus, samen met sociale aandacht en communicatiepatronen, gebruikt worden als een belangrijke factor in het bepalen van een diagnose bij het kind. Niettemin moet deze informatie over hoofdomtrek met voorzichtigheid worden geïnterpreteerd, gezien er nog geen prospectieve studies uitgevoerd zijn over deze nieuwe potentieel indicerende factor (Zwaigenbaum et al., in Barbaro & Dissanayake, 2009).

Prospectieve studies. Prospectieve studies van ASS zijn zeer wenselijk om een aantal redenen. Ten eerste kan de onderzoeker proberen gedragingen waarin hij interesse heeft, uit te lokken onder gestandaardiseerde condities. Dit laat vergelijking toe tussen verschillende groepen op verschillende tijdstippen in het leven van het kind. Ten tweede kunnen deze gedragingen ook longitudinaal bestudeerd worden, op een manier waarop de relatie tussen vroege verstoringen en latere gedragsmatige manifestaties onderzocht kunnen worden (Barbaro & Dissanayake, 2009). Prospectieve studies bieden dus de ideale aanpak voor de studie van vroege kenmerken en de ontwikkeling van autisme. De lage incidentie van autisme maakt deze aanpak echter niet makkelijk uitvoerbaar (Gray & Tonge, 2001). Toch vonden onderzoekers verschillende manieren om deze problemen te omzeilen. Men kan dit bijvoorbeeld doen door kinderen te bestuderen die een genetisch risico op ASS hebben. Studies wezen namelijk uit dat er een 60-92% concordantie is voor de graad van ASS bij monozygote tweelingen en een graad van concordantie tot 10% bij dizygote tweelingen en broers of zussen van kinderen met ASS (Bailey et al., 1995). Bijgevolg werden studies van broers en zussen van kinderen met ASS (“sibling” studies) een belangrijke bron van informatie over de vroege ontwikkeling van ASS (Barbaro & Dissanayake, 2009). 13

Ook kinderen met vroege symptomen van ASS of een achterstand in taal en communicatie werden in het verleden geselecteerd voor prospectieve studies. Onderstaande tabel (tabel 2) geeft een overzicht van deze studies. Ook

bij de prospectieve studies komen problemen op sociaal vlak veel naar voor

(Baron-Cohen et al., 1992; Lord, 1995; Zwaigenbaum et al., 2005). Dit uit zich in minder sociaal glimlachen, minder oogcontact maken, weinig troost bieden, minder interesse tonen in anderen, enz… Opvallend is dat deze problemen echter soms niet voorkomen vóór de leeftijd van 1 jaar. Deze kinderen lijken na 12 maanden een regressie door te maken op sociaal vlak (Nadig et al., 2007; Ozonoff et al., 2011). Ook problemen met communicatie (Lord; 1995; Zwaigenbaum et al., 2005; Mitchell et al., 2006) en imitatie (Lord, 1995; Zwaigenbaum et al., 2005) kwamen uit deze onderzoeken naar voor. Wat communicatie betreft, merkten Mitchell et al. (2006) op dat het gebruik van gebaren (bijvoorbeeld geven, wijzen, zwaaien, hoofd schudden, armen omhoog houden om opgepakt te worden, enz…) mogelijk belangrijker kan zijn in het identificeren van ASS bij kinderen onder de 18 maanden. Het gebruiken en begrijpen van woorden differentiëren namelijk pas significant tussen kinderen met en zonder ASS op de leeftijd van 18 maanden. Verder kwam ook naar voor dat kinderen later gediagnosticeerd met ASS meer moeilijkheden vertoonden met spel en dit gold voor zowel fantasiespel (Baron-Cohen et al., 1992), als sociaal spel (Lord, 1995). Lord (1995) constateerde ook nog dat deze kinderen meer preoccupaties hadden. Gillberg en collega’s (Gillberg et al., in Gray en Tonge, 2001) ondervonden eveneens dat kinderen met ASS op jonge leeftijd al grote interesse hadden voor bepaalde onderdelen van objecten en voor objecten die bewegen. In andere mensen lijken ze dan weer minder geïnteresseerd. Deze onderzoeken, allen uitgevoerd bij kinderen onder 3 jaar, tonen opnieuw aan dat onderzoek naar vroege kenmerken van autisme zeker zinvol is. Zwaigenbaum et al. (2005) concludeerden immers dat observaties op 12 maanden de classificatie van ASS op 24 maanden betrouwbaar kon voorspellen. In dit onderzoek waren er 7 risicomarkers aanwezig die 6 van de 7 kinderen met een latere ASS diagnose identificeerden, vergeleken met 2 van de hoge-risico groep zonder diagnose en geen van de lage-risico controlegroep. Observaties op 6 maanden konden de classificatie 14

Tabel 2 Overzicht prospectieve studies Referentie

Kinderen

Selectie

Maten

Markers

Baron-

41 risico ASS

Risico ASS: gerekruteerd via

Checklist for Autism in Toddlers


Cohen et

50 TD

National Autistic Society en

(CHAT)

- protodeclaratief wijzen

al. (1992)

Lftd: 18 maanden

Statewide Diagnostic Autism

- fantasiespel

Register TD: tijdens routine-bezoek dokter

Minder goed/vaak: - oogcontact

Zwaigen-

65 risico ASS

Risico ASS: gerekruteerd via 3

The Autism Observation Scale for


baum et al.

23 TD

diagnostische en behandelings-

Children

- visueel volgen

(2005)

Lftd: < 7 maanden

programma’s voor ASS in Canada

- loskoppelen visuele aandacht

en < 13 maanden

TD: kinderopvang in 3 regio’s van

- imitatie

Canada Minder goed/vaak: - oogcontact - reageren op naam - sociaal glimlachen - reactief - sociale interesse - reageren op sensorische stimuli

15

Mitchell et

97 risico ASS

Gerekruteerd uit grotere cohort van

MacArthur Communicative Development


al. (2006)

49 TD

siblings en een controlegroep die

Inventory Infant Form

- taal en communicatie

Lftd: 12 en 18

deelnemen aan een longitudinale

maanden

studie naar de vroege kenmerken van ASS.

Nadig et

156 risico ASS

Gerekruteerd uit andere

Experimentele taak waarbij men respons

Minder goed/vaak:

al. (2007)

89 TD

longitudinale studie aan 2

op naam wil uitlokken

- reageren op naam

Lftd: 6 en 12 maanden

universiteiten van California

Ozonoff et

25 later gediagno-

Gerekruteerd uit andere

Coderen van frequenties van kijken naar

Minder goed/vaak:

al. (2010)

sticeerd met ASS

longitudinale studie met kinderen

gezichten, gedeelde glimlach en

- kijken naar gezichten

25 TD

risico ASS aan 2 universiteiten van

vocalisaties naar anderen

- gedeeld glimlachen

Lftd: 6, 12, 18, 24 en

California

36 maanden

(op 12 maanden)

- vocalisaties naar andere personen (op 12 maanden)

16

Gillberg et

12 met vroege

al (1990),

symptomen ASS

in Gray en

Lftd: < 3 jaar

/

Vragenlijst over gedrag van het kind +


neuropsychiatrisch onderzoek

- spel - sociale interactie

Tonge

- oogcontact

(2001)

- spraak - begrip

Minder goed/vaak: - reageren op stemmen - wijzen - interesse in mensen

Meer: - interesse in onderdelen van objecten - interesse in bewegende dingen die bewegen

17

Lord

34 met achterstand in

Gerekruteerd via een

Interview met ouders, psychometrische


(1995)

taal en spraak

multidisciplinair centrum voor

onderzoeken en een rating scale

- gebaren (zelf en begrijpen)

Lftd: 2 en 3 jaar

ontwikkelingsstoornissen, waar de

- imitatie

kinderen aangemeld waren

- sociaal spel - sociale responsiviteit

Minder goed/vaak: - reageren op stemmen - blijdschap delen - zoeken van visuele aandacht - oogcontact - troost zoeken of aanbieden

- preoccupaties - ongewoon gebruik lichaam van anderen - handen vinger-maniërismen - ongewone sensorische gedragingen *

ASS

=

autismespectrumstoornis;

TD

=

typical

development;

risico

ASS

=

door

sibling

met

ASS;

lftd

=

leeftijd

18

van ASS echter niet betrouwbaar voorspellen 18 maanden later. Wanneer Bryson et al. (2007) 9 van de kinderen met een latere diagnose van ASS uit de studie van Zwaigenbaum et al. (2005) opvolgden, merkten ze dat er zich 2 subgroepen vormden. De eerste subgroep werd gekenmerkt door een verlies in cognitieve ontwikkeling van 12 naar 24 maanden. De tweede subgroep behield hun cognitief profiel van gemiddelde of bijna gemiddelde intelligentie. Deze periode van vertraagde ontwikkeling tussen 12 en 24 maanden gezien in de eerste subgroep beklemtoont het belang van vroege interventie, gezien die de grootte van de ontwikkelingsachterstand zou kunnen minimaliseren. Ondanks de recente golf van onderzoek met kinderen die een genetisch risico lopen op ASS doordat ze al een oudere broer of zus met de stoornis hebben, moet men toch de resultaten van dergelijke studies met enige voorzichtigheid interpreteren (Barbaro & Dissanayake, 2009). Hoge-risicosteekproeven zijn immers uniek en niet hetzelfde als een “pure” prospectieve steekproef waar er meestal geen sprake is van genetisch risico. Kinderen die opgroeien in een omgeving die al beïnvloed is doordat een broer of zus ASS heeft, kunnen namelijk verschillen in symptomatologie in vergelijking met kinderen die als enige in het gezin ASS hebben. Er is immers gebleken dat kinderen met ASS die opgroeien in een gezin waar nog iemand ASS heeft betere aanpassingsvaardigheden en een hogere cognitieve ontwikkeling hebben dan kinderen die als enige in het gezin ASS hebben (Pandey, 2008).

Case studies. Tot vandaag de dag komt heel veel van onze kennis over autisme in de kindertijd van ofwel retrospectieve ouderrapportages, ofwel van observaties gebaseerd op homevideo’s gemaakt door de ouders. Gedetailleerde verslagen van de ontwikkeling van een kind met autisme blijven dus zeldzaam (Dawson et al., 2000). Dawson et al. (2000) waren één van de eerste die door middel van een case studie gedetailleerde verslagen over de ontwikkeling van een kind met autisme maakten. Het kind in kwestie werd vanaf de geboorte van dichtbij geobserveerd door verscheidene professionelen. Rond de leeftijd van 1 en 2 jaar werd een uitgebreide psychologische evaluatie afgenomen op de universiteit van Washington. Ook Bernabei & Camaioni (2001) onderzochten een kind met ASS van dichtbij. Zij deden dit door het bekijken van homevideo’s gemaakt van het kind vanaf de geboorte tot de leeftijd van 3 jaar. Op verschillende tijdstippen maakten onderzoekers ook cognitieve en communicatieve evaluaties van het kind in kwestie. 19

Het doel van deze studies is om de aard van autisme in vroege stadia toe te lichten en bruikbare

informatie

te

bieden

voor

het

ontwikkelen

van

vroege

screeningsinstrumenten (Dawson et al., 2000). Tevens kunnen dergelijke studies onderzoeken of er bij ASS al dan niet sprake is van een regressie van vaardigheden (Bernabei & Camaioni, 2001). In onderstaande tabel (tabel 3) kan een overzicht van deze case studies teruggevonden worden. Opvallend tijdens de studie van Dawson et al. (2000) was dat de socialisatie en sociale reactie (lachen en kirren) adequaat waren gedurende de eerste 6 maanden. Pas in de tweede helft van zijn levensjaar begonnen moeilijkheden in het domein van sociale interactie de kop op te steken (bijvoorbeeld gebrekkig oogcontact, gebrek aan imitatie, enz …). Dit is in contrast met de bevindingen uit de eerste 6 maanden, waar het kind nog beoordeeld werd als sociaal responsief. Het is dus mogelijk dat sociale verstoringen in autisme meer evident worden naarmate sociaal gedrag meer intentioneel wordt. Het kind bleef ook een verminderde orale bewegingscontrole te hebben, zoals werd gezien in de moeilijkheden met zuigen.

De hypersensitiviteit breidde zich na 6

maanden uit van aanrakingen naar andere dingen zoals geluid. Ook begon het kind problemen te vertonen met slaapregulatie en werden er bewegingsstereotypieën (hoofdbonken, wandelen op tenen, heen en weer wiegen, enz…) vastgesteld. Toen het kind iets ouder was dan 1 jaar voldeed hij aan de diagnostische criteria voor autisme gebaseerd op de ADI-R. Het had duidelijke verstoringen in de gebieden van sociale interactie en verbale en non-verbale communicatie en vertoonde repetitieve en stereotype gedragingen. Net als bij Dawson et al. (2000) zagen Bernabei en Camaioni (2001) in hun onderzoek dat het kind initieel geen problemen had met sociale interactie en communicatie. Het zwaaide naar zijn mama, toonde speelgoed aan zijn zus, … Vanaf 12 maanden verloor het kind echter deze vaardigheden. Hij begon dan meer en meer repetitief en stereotiep gedrag te vertonen. Belangrijk om te onthouden uit deze studies is dat de kernsymptomen van autisme, met name verstoringen op sociaal vlak en op vlak van communicatie, pas duidelijk te zien waren later in het eerste levensjaar of zelfs pas tijdens het tweede levensjaar. Het kan dus belangrijk zijn om meer subtiele kenmerken, zoals moeilijkheden met zelfregulatie en met bewegingsfunctioneren, in kaart te brengen wat heel jonge 20

Tabel 3 Overzicht case studies Referentie

Kinderen

Dawson et

1 ASS

al. (2000)

Lftd: 0-2 jaar

Selectie

Maten

Niet vermeld in artikel

Markers

Observatie vanaf geboorte, psycho-


logische evaluatie op 1 en 2 jaar

- coördinatie mond - zelfregulatie - socialisatie - slaapregulatie

-hypersensitief - bewegingsstereotypieën Bernabei

1 ASS

Gerekruteerd via het Centre for

Onderzoek van homevideo’s van

Regressie op vlak van:

&

Lftd: 0-36 maanden

Pervasive Developmental Disorders

geboorte tot 3 jaar, cognitieve en

- socialisatie

Camaioni

communicatieve evaluaties op 24, 34 en

- spel

(2001)

38 maanden

- communicatie en taal - cognitieve ontwikkeling

- repetitief en stereotiep gedrag *

ASS

=

autismespectrumstoornis;

lftd

=

leeftijd

21

kinderen met ASS betreft. Case studies kunnen een bron van erg gedetailleerde informatie zijn als het over vroege kenmerken van ASS gaat. Toch mag men niet vergeten dat men de vroege symptomen van één kind niet zomaar mag veralgemenen naar alle kinderen met ASS. Het ontwikkelingsverloop beschreven in dergelijke case studies is slechts één van de vele manieren waarop de stoornis kan evolueren (Bernabei & Camaioni, 2001). Het is uiteraard ook niet simpel de juiste personen te selecteren om van nabij te onderzoek, daar men nog altijd geen middel heeft om ASS te bepalen vóór de geboorte. Het nauwgezet bestuderen van homevideo’s vanaf de geboorte, zoals Bernabei & Camaioni (2001) deden kan dan een oplossing bieden. Retrospectief homevideo-onderzoek. Er is de laatste 10 jaar een significante vooruitgang geweest in de kennis van de vroege manifestaties van ASS. Dit is mede dankzij het gebruik van homevideo’s die gebruikt werden voor het bestuderen van gedragsmatige kenmerken bij kinderen die later een diagnose van ASS kregen (Barbaro & Dissanayake, 2009). Bij deze methode vertrouwt men op video’s van jonge kinderen gemaakt door de ouders. Deze video’s werden gemaakt nog voor een specifieke pathologie werd vermoed of geïdentificeerd door hetzij de ouders, hetzij een dokter en hadden als doel het bewaren van herinneringen (Adrien et al., 1993). Deze techniek verstrekt meer objectieve data die minder vertrouwt op het geheugen of op de subjectieve aard van ouderrapportages. Bovendien laat het longitudinale observatie toe (Clifford et al., 2007). Tabel 4 geeft een overzicht van dergelijke studies over de vroege kenmerken van ASS. Daar analyse van homevideo’s ook soms gebruikt wordt om onderzoek te voeren naar de verschillende ontwikkelingsverlopen van autisme en om te kijken of er al dan niet sprake is van een regressie van vaardigheden, worden ook enkele van deze onderzoeken weergegeven in tabel 5. Net als bij de overige onderzoekswijzen vinden we hier in elke studie problemen terug met sociaal gedrag. Meer specifiek werd hier vastgesteld dat kinderen met ASS op vroege leeftijd al minder oogcontact maken, minder reageren op hun naam, minder interesse vertonen in anderen, aversief zijn voor sociale aanrakingen, enz… (Adrien et al., 1993; Osterling & Dawson, 1994; Mars et al., 1998; Baranek, 1999; Werner et al., 2000; Osterling et al., 2002; Clifford et al., 2007; Clifford & Dissanayake, 2008; 22

Muratori et al., 2011). Ook problemen op het vlak van communicatie vindt men hier vaak terug (Adrien et al., 1993; Mars et al., 1998; Osterling et al., 2002; Clifford & Dissanayake, 2008; Muratori et al., 2011). Wat in deze homevideo-analyses vaak onderzocht werd, is joint attention. Verschillende studies (Osterling & Dawson, 1994; Mars et al., 1998; Osterling et al., 2002; Clifford et al., 2007; Clifford en Dissanayake, 2008) bevestigden dat kinderen met ASS significant minder zelf wijzen naar objecten of personen en minder kijken naar hetgeen een andere persoon aanwijst of toont. Een laatste veel voorkomend kenmerk van jonge kinderen met ASS is volgens deze studies het weinig tonen van positief affect (Adrien et al., 1993; Clifford et al., 2007; Clifford & Dissanayake, 2008). Ook Muratori en collega’s (2011) vonden dat de kinderen met ASS minder leken te glimlachen naar andere personen. Een

item

dat

volgens

Adrien

et

al.

(2003)

kinderen

met

ASS

van

normaalontwikkelende kinderen vóór de leeftijd van 12 maanden onderscheidde, was hypotonie. Repetitief en stereotiep gedrag werd in deze studies minder onderzocht. Enkel Osterling et al. (2002) rapporteerden deze gedragingen. Muratori et al. (2011) zijn de eerste om ook de gedragingen van de zorgverstrekkers in kaart te brengen. Men vond dat ouders hun kind met ASS significant minder moesten kalmeren, vergeleken met normaal ontwikkelende kinderen en kinderen met een mentale achterstand. Dit doet denken dat kinderen met ASS kalmer en meer georganiseerd zijn gedurende de verschillende zorgende activiteiten, zoals wassen, aankleden, voeden, enz… De meeste van deze studies vergeleken een groep van kinderen met ASS met een groep normaalontwikkelende kinderen. In sommige gevallen werd er ook nog een groep kinderen toegevoegd met een ontwikkelingsachterstand of een achterstand in de taalontwikkeling. Gezien een significant deel van de kinderen met ASS ook een mentale achterstand heeft, kan het echter ook belangrijk zijn om de vergelijking te maken met kinderen met enkel een mentale retardatie, zoals in de studie van Osterling et al., (2002) en Muratori et al. (2011). Osterling et al. (2002) kwamen tot de vaststelling dat eenjarige kinderen met ASS konden gedifferentieerd worden van normaalontwikkelde kinderen én kinderen met

23

Tabel 4 Overzicht retrospectief homevideo-onderzoek naar vroege autistische symtomen Referentie

Kinderen

Selectie

Maten

Markers

Adrien et

12 ASS

ASS: verkregen via zorgcentrum in

Infant Behavioural Summarized


al. (1993)

12 TD

Tours, Frankrijk

Evaluation Scale (sociaal, communicatie,

- socialisatie

Lftd: 0 - 2 jaar

TD: verkregen van kennissen van de

tonus, affect, aanpassing omgeving en

- communicatie

onderzoekers

aandacht)

- aandacht

Minder goed/vaak: - oogcontact - gepaste gezichts uitdrukkingen

- hypotonie Osterling

11 ASS

Gerekruteerd via het Autism

Codeersysteem om sociaal, affectief en

Minder goed/vaak:

& Dawson

11 TD

Research Program van de

communicatief gedrag te beoordelen

- sociaal gedrag (kijken naar

(1994)

Lftd: 1 jaar

universiteit van Washington

anderen, reageren op naam) - joint attention (wijzen, tonen)

Mars et al.

25 ASS

De ouders van de kinderen

2 onderzoekers scoorden de hoeveelheid


(1998)

25TD

bezorgden de video’s aan de

specifieke communicatieve & sociale

- socialisatie

Lftd: 12-30 maanden

onderzoekers

anomalieën

- communicatie - joint attention

24

Baranek

11 ASS

Gerekruteerd via persoonlijke en

Per 15 seconden werden gedragingen

Minder goed/vaak:

(1999)

10 DD

professionele contacten,

(sociaal, zelfregulatie, stereotypieën en

- reageren op naam

11 TD

advertenties, klinieken, scholen en

affect ) gescoord

-oriëntatie naar visuele stimuli

Lftd: 9-12 maanden

vroege interventieprogramma’s Meer: - objecten in mond nemen - aversie sociale aanrakingen

Werner et

15 ASS

ASS en TD: telkens 11 kinderen uit

Per seconde werden gedragingen


al. (2000)

15 TD

studie Osterling en Dawson (1994)

(sociaal, communicatie en repetitief

- socialisatie

Lftd: 8-10 maanden

+ 4 additionele participanten

gedrag) gescoord

(reageren op naam) Opmerking: enkel als de 3 kinderen wiens ouders een“late onset” rapporteerden verwijderd werden)

Osterling

20 ASS

Gerekruteerd via de Autism Subject

Frequenties van specifieke sociale,

Minder goed/vaak:

et al.

14 MR

Pool aan de universiteit van

communicatieve en repetitieve

- kijken naar anderen

(2002)

20 TD

Washington, de Autism Society of

gedragingen werden gescoord

- kijken naar objecten die

Lftd: 1 jaar

Washington, Division of

anderen tonen

Developmental Disabilities,

- reageren op naam

advertenties en scholen

- gebruik gebaren

-repetitief gedrag

25

Clifford et

15 ASS

Gerekruteerd uit de Flinders

Sociale gedragingen werden gecodeerd

Minder goed/vaak:

al. (2007)

15 DD of LD

University Subject Pool in

met zowel kwantitatieve als kwalitatieve

- interesse in leeftijdgenootjes

15 TD

Australië, de Woman’s and

metingen

- oogcontact

Lftd: 12-24 maanden

Children’s Hospital en lokale

- anticiperende gedragingen

scholen voor speciaal onderwijs

- protodeclaratief wijzen - positief affect - conventionele spelletjes

Clifford &

22 ASS

Dissanayak e (2008)

Niet vermeld in artikel

Interview met ouders + coderen van

Minder:

15 DD of TD

frequentie van reageren op naam,

- oogcontact

Lftd 0-2 jaar

oogcontact, positief affect en joint

- positief affect

attention

- joint attention - verzoeken naar de ouders toe - reageren op naam

Muratori et

15 ASS

ASS en MR: gerekruteerd via het

Infant Caregiver Behaviour Scale (ICBS)

Minder goed/vaak:

al. (2011)

12 MR

Scientific Institute Stella Maris in

- glimlachen naar anderen

15 TD

Pisa

- genieten van fysiek of visueel

Lftd: 0-18 maanden

TD: gerekruteerd via een lokale

contact anderen

kleuterschool

- vocalisaties naar anderen toe

- de ouder moet het kind minder kalmeren * ASS = autismespectrumstoornis; TD = typical development; DD = developmental delay; MR =

mental retardation; LD = language delay; lftd = leeftijd

26

Tabel 5 Overzicht retrospectief homevideo-onderzoek naar autistische regressie/age of onset Referentie

Kinderen

Selectie

Maten

Conclusie

Maestro et

40 ASS

Gekruteerd via de Division of

Behavioural Summarized Evaluation

Er bestaan 3 soorten onset bij

al. (2004)

Lftd: 0-1 jaar

Child Neurology and Psychiatry

Scale (sociaal, affect, communicatie,

autisme:

van het Scientific Institute Stella

stereotypieën, aandacht en

- heel vroeg

Maris, waar men kwam voor

zelfregulatie)

- vroeg

diagnosestelling

- laat

87,5 % van de kinderen vertoonde symptomen (< 1 jaar) Werner &

36 ASS

Gerekruteerd via de University of

Gedragingen die gecodeerd werden

Sommige ASS kinderen

Dawson

20 TD

Washington Autism Centre, lokale

waren taal, joint attention, oogcontact,

vertoonden evenveel joint

(2005)

Lftd: 1 en 2 jaar

autismesteungroepen, scholen,

repetitief gedrag, affect, spel en

attention en woordgebruik als

klinieken en de Washington Child

reageren op naam

TD kinderen op 12 maanden. 1

Participant Pool List

jaar later was dit minder dan de TD kinderen. Dit wijst erop dat autistische regressie bestaat

* ASS = autismespectrumstoornis, TD = typical development

27

een mentale achterstand. Ze constateerden dat de subgroep van kinderen met ASS die ook een mentale achterstand hadden minder keken naar anderen en minder reageerden op het horen van hun naam dan kinderen met enkel een mentale achterstand. Dit suggereert dat de problemen op sociaal vlak eigen zijn aan ASS en niet aan mentale retardatie. Muratori et al. (2011) ontdekten echter dat er geen significant verschil was tussen eenjarige kinderen met ASS en eenjarige kinderen met een mentale retardatie wanneer het aankwam op reageren op hun naam. Op de leeftijd van 18 maanden bleek wel dat kinderen met ASS significant minder vaak glimlachten naar andere mensen dan kinderen met enkel een mentale achterstand. Osterling en collega’s (2002) stelden vast, in tegenstelling tot de studie van Osterling en Dawson in 1994, dat er hier ook op het vlak van repetitieve bewegingsacties een verschil was tussen kinderen met ASS en normaalontwikkelende kinderen. Wel moet worden vermeld dat verhoogde repetitieve bewegingsacties enkel voorkwamen bij kinderen met ASS die tevens een mentale achterstand hadden. Het lijkt er dus op dat repetitieve en stereotiepe gedragingen niet specifiek zijn voor ASS, maar geassocieerd zijn met een algehele mentale achterstand, en dat sociale aandacht en communicatie betere vroege indicators van ASS zijn (Werner et al, 2005). Dergelijke studies geven ook de mogelijkheid en het belang aan van vroege diagnose van ASS. Maestro et al. (2004) toonden immers aan dat 87,5 % van hun participanten met ASS al symptomen vertoonden voor de leeftijd van 1 jaar. De kinderen die een erg vroeg ontstaan van ASS vertonen zouden volgens deze onderzoekers zelfs al symptomen vertonen voor ze 6 maanden oud zijn. Hoewel de methode van homevideo-analyse dus een opening voorziet in de vroege manifestaties van autistische symptomatologie binnen een naturalistisch paradigma, is deze onderzoeksmethode niet zonder belangrijke beperkingen en uitdagingen. Men heeft voor deze methode grote hoeveelheden tijd en technische ondersteuning nodig (Baranek, 1999). Verder kunnen videosteekproeven een nauwe en minder naturalistische representatie vormen van het gedrag van kinderen, gezien ouders de situaties die zij filmen preselecteren. Men zal eerder blije situaties en speciale gelegenheden zoals verjaardagen en feestdagen filmen, dan alledaagse, onvoorspelbare of ongewenste situaties. Dit proces van preselectie kan er dus voor zorgen dat bepaalde symptomen niet aan bod komen in de homevideo’s en dus niet gezien worden door de 28

onderzoekers. Bovendien is het niet mogelijk om een gewenst gedrag uit te lokken, zoals bijvoorbeeld een respons op een sociale glimlach. Dit limiteert de observaties van gedragingen die spontaan gedemonstreerd worden in de situatie op video (Baranek, 1999). Onderzoekers kunnen de inhoud, kwaliteit en representativiteit van de homevideo’s dus niet controleren. De studies worden dus gecompliceerd door een inherent gebrek aan experimentele controle (Palomo & Ozonoff, 2006). Bovendien filmen niet alle ouders van kinderen met ASS hun baby’s, zodat de verzamelde data misschien niet representatief zijn voor de grotere populatie van kinderen met ASS (Palomo & Ozonoff, 2006). Het kan dus een hele uitdaging zijn om volledige data te vinden van een brede waaier van ontwikkelingsdomeinen. Het gevolg hiervan is dat er een grote diversiteit is tussen studies met homevideo’s. Ze verschillen in de samenstelling van de steekproef, het aantal subjecten, de leeftijd van de subjecten, de te bestuderen gedragingen, enz… Veel homevideo studies, waaronder bijvoorbeeld Baranek (1999) en Osterling et al. (2002), analyseerden

verschillen in frequenties van sociale en communicatieve

gedragingen, eerder dan de kwaliteit ervan. Dit kan problematisch zijn voor gedragingen die moeilijk kwantitatief te coderen zijn (bijvoorbeeld positief affect) (Clifford et al., 2007). Een belangrijk gebrek bij de meeste homevideostudies, met uitzondering van Baranek (1999) en Osterling et al. (2002), is dat ze er niet in slagen kinderen met ASS te vergelijken met andere kinderen met een gelijkaardig ontwikkelingsniveau, maar zonder ASS. De verschillen gevonden tussen de kinderen met ASS en de normaalontwikkelende kinderen zouden niet uitsluitend gerelateerd kunnen zijn aan ASS,

maar

zouden

ook

het

resultaat

kunnen

zijn

van

een

algemene

ontwikkelingsachterstand (Clifford et al., 2007). Een goede homevideo-analyse maakt best gebruik van diagnoseblinde codeerders. Dit zorgt ervoor dat men niet beïnvloed kan worden door de kennis van de echte objectieve diagnose van de kinderen, noch door de afwezigheid van de stoornissen. Niettemin is het mogelijk dat de codeerders, hoewel diagnoseblind, een diagnose aannemen van zodra ze in de eerste scène autistische gedragingen (denken te) zien. In dit geval zouden zelfs geringe en discrete abnormale gedragingen overschat worden tijdens het bekijken van de daaropvolgende fragmenten en zou men meer waakzaam zijn voor andere symptomen kenmerkend voor het autismespectrum. Omgekeerd is het ook mogelijk dat men de gedragingen van de normale kinderen onderschat heeft 29

doordat men al tijdens de eerste fragmenten beslist dat het kind normaal is. Deze rating bias komt vooral voor bij beginnende codeerders, maar kan gewoonlijk gedeeltelijk verholpen worden door vooraf te waarschuwen voor vooroordelende attitudes tijdens de rating (Adrien et al., 1993).

Conclusie. Hoewel autisme 60 jaar geleden eerst werd beschreven als een stoornis met aanvang in de kindertijd, blijft onze kennis over jonge kinderen met deze conditie beperkt. Kennis over de sterke genetische basis van autisme, de verhoogde mediaaandacht en bewustzijn van het belang van een vroege diagnose en interventie hebben gezorgd voor een verhoogde aandacht voor autisme in de eerste levensmaanden. Tot recent kwam de meeste informatie van retrospectieve ouderrapportages of homevideo-analyse (Volkmar et al., 2005). De laatste tijd wordt echter ook gebruik gemaakt van prospectieve onderzoeken. De bevinding voortgekomen uit deze studies over ASS in vroege kindertijd is dat abnormaliteiten in sociale aandacht en communicatie in de meeste gevallen evident zijn vanaf het eerste levensjaar en dus de beste predictieve vroege tekens voor een ASS diagnose zijn. In het domein van sociale moeilijkheden vinden we onder meer de volgende markers terug: weinig oogcontact, slechte kwaliteit van oogcontact, weinig sociaal glimlachen, weinig interesse in anderen, weinig reageren op naam, weinig genieten van contact met anderen, enz… Onderzoek heeft dus Kanners (1943) originele hypothese dat het probleem bij ASS fundamenteel van sociale aard is, gesteund en verfijnd (Volkmar et al., 2005). Op het gebied van communicatie zijn een gebrek aan vocale communicatie, gebrekkige joint attention vaardigheden, minder verzoekende gedragingen en slecht begrip en gebruik van gebaren markers van ASS. Hoewel repetitief en stereotiep gedrag al werd teruggevonden bij sommige kinderen met ASS, wordt recent aangenomen dat deze gedragingen meer indicatief zijn voor algemene intellectuele achterstand. Bovendien worden ze vaak pas duidelijk na eenjarige leeftijd. We kunnen dus stellen dat deze kenmerken niet fungeren als de belangrijkste voorspellers van ASS in de vroege kindertijd. Veel van de onderzoeken vonden dus ontwikkelingsverschillen terug tussen kinderen later gediagnosticeerd met ASS en normaalontwikkelende kinderen voor de leeftijd van 1 jaar. 30

Maestro et al. (2004) suggereerden zelfs dat bepaalde symptomen van ASS al te zien kunnen zijn voor de kinderen 6 maanden oud zijn. Meerbepaald ontdekten zij bij kinderen onder de 6 maanden terug dat ze een voorkeur hadden voor non-sociale stimuli boven sociale stimuli. Ook uit de 2 gedetailleerde casestudies (Dawson et al., 2000; Bernabei & Camaioni, 2001) hierboven beschreven bleek dat er abnormaliteiten zichtbaar waren in het gedrag van de 2 kinderen vóór de leeftijd van 6 maanden. Dawson et al. (2000) vonden, in tegenstelling tot Maestro en collega’s (2004), wel dat de socialisatie pas verstoord werd na 6 maanden. Vóór 6 maand zagen ze vooral moeilijkheden met de spiertonus, zelfregulatie en hypersensitiviteit. Een mogelijke uitleg voor deze tegenstelling vinden we terug in de studie van Maestro et al. (2004). Zij bestudeerden home video’s van het eerste levensjaar van 40 kinderen met ASS en stelden op basis van tijd en verloop van symptomen 3 verschillende types van aanvang van ASS voor: heel vroege aanvang (met atypische gedragingen in de eerste 6 maanden na geboorte); vroege aanvang (met abnormaliteiten in de ontwikkeling tussen 6 en 12 maanden, na een ogenschijnlijk normale ontwikkeling) en late aanvang (waar kinderen helemaal non-symptomatisch leken gedurende hun eerste levensjaar). Het is dus mogelijk dat de kinderen uit de verschillende studies een verschillend tijdstip van aanvang van symptomen hebben. Niettemin vonden Maestro et al. (2004) dat 87,5% van hun subjecten al symptomen vertoonden tijdens hun eerste levensjaar en dus thuishoorden in 1 van de eerste 2 categorieën. 12,5% van hun steekproef werden pas symptomatisch tijdens hun tweede levensjaar. (Maestro et al., 2004). Ook al vonden niet alle studies symptomen terug vóór de leeftijd van 6 maanden (en dan vooral de prospectieve studies), toch is het zeker zinvol om kinderen te screenen op tekens van ASS in het eerste levensjaar en zelfs de eerste 6 maanden. Het is immers mogelijk dat deze studies zich richtten op de verkeerde tekens of een te selecte steekproef hebben door enkel siblings van kinderen met ASS op te nemen.. Volgens de studie van Young en collega’s (2003) beweerden 34,6 % van de 81 ouders immers dat hun kinderen al moeilijkheden vertoonden vanaf de geboorte. Daarenboven vonden Zwaigenbaum et al. (2005) evidentie voor een vertraagde periode van cognitieve ontwikkeling tussen 12 en 24 maanden bij een subgroep van kinderen met ASS. Het bestaan van deze subgroep beklemtoont het belang van vroege interventie (vóór dit verlies in cognitieve ontwikkeling), gezien dit potentieel de 31

grootte van de ontwikkelingsachterstand kan minimaliseren. In die zin lijkt de vroege kindertijd dus de meest geschikte tijd voor diagnosestelling. Dit zorgt er namelijk voor dat een vroege interventie kan gestart worden wat de kansen maximaliseert op een betere “outcome” bij kinderen met ASS.

Hypothesen/onderzoeksvragen

Dit onderzoek postuleert dat er bepaalde specifieke pathologische signalen bestaan tijdens de eerste 6 maanden bij de meeste kinderen met ASS en dat deze kinderen kunnen onderscheiden worden van normaalontwikkelende kinderen aan de hand van deze specifieke observeerbare gedragingen. Door het coderen van homevideo’s frame per frame hopen we meer genuanceerde en kleinere verschillen te vinden tussen vroege gedragingen van kinderen met een latere diagnose van autisme en van kinderen zonder autisme. De gedragingen waarin we geïnteresseerd zijn zijn gerelateerd aan het volgende: blikrichting, hoofdmobiliteit, affect, armmobiliteit, beenmobiliteit, spiertonus van het kind en wat het doet met zijn mond.

Methoden Participanten

Voor deze studie werden 64 participanten gerekruteerd, bestaande uit 54 Vlaamse en 10 Franse kinderen. Van elk van deze kinderen waren er (soms meerdere) homevideo’s voorhanden. De Vlaamse video’s werden op verschillende manieren verkregen: via de website en de informatiemap van Vlaamse Vereniging Autisme, via Centra voor Ambulante Revalidatie en tenslotte ook rechtstreeks gevraagd aan ouders wiens kinderen op onderzoek kwamen aan de Universiteit Gent. De Franse video’s werden verzameld door de psychologen van ESPAS (een Frans psychologisch onderzoekscentrum gespecialiseerd in ontwikkelingsproblemen, te Parijs). Alle ouders werden een informatiebrief meegegeven met wat algemene uitleg over het 32

onderzoek. Bij interesse hadden de ouders de mogelijkheid om te bellen of mailen voor meer informatie. Wanneer de ouders toestemden om deel te nemen aan de studie werd afgesproken om de videobanden uit te wisselen. Al de ouders tekenden een informed consent. Elke video werd in zijn volledigheid bekeken. Sommige video’s bleken echter niet bruikbaar doordat de kinderen te oud waren, er geen datum op de video stond, er een probleem met het geluid was, enz… Bovendien werden enkel fragmenten geselecteerd waarop interactie te zien was tussen het kind en de persoon die filmt en/of een tweede persoon. Uiteindelijk bleven er van de 64 participanten nog 33 over (23 Vlaamse en 10 Franse kinderen). Van deze 33 kinderen zijn er 13 gediagnosticeerd met ASS. Dit gebeurde telkens voordien door een kinderpsychiater of multidisciplinair team. De controlegroep in deze studie bestond uit 20 kinderen die een normale ontwikkeling doormaakten. De video’s van de kinderen werden opgesplitst per maand (van 0 tot en met 6 maanden). Tabel 6 geeft het aantal video’s weer per maand voor de ASS groep en de controlegroep.

Tabel 6 Overzicht aantal video’s per maand 0-1

1-2

2-3

3-4

4-5

5-6

6-7

ASS

4

2

4

5

4

5

4

TD

10

5

8

12

4

4

3

* ASS = autismespectrumstoornis; TD = typical development

Voor elke maand werd een χ² toets uitgevoerd om te zien of er een significant verschil was tussen het aantal video’s bij de 2 groepen. Voor het eerste interval vonden we een p-waard van 0,092. Gezien dit een trend is, werd besloten het eerste interval weg te laten. De overige intervallen verschilden niet significant. Toch opteerden we om ook het tweede interval weg te laten, daar er onvoldoende video’s van kinderen met ASS waren om conclusies op te baseren. Daarna werd besloten om de intervallen van 2 tot en met 6 maanden samen te nemen, in plaats van elke maand apart te vergelijken. 33

Door het weglaten van de eerste 2 intervallen, vielen er echter ook 3 participanten weg uit de controlegroep. Dit zorgde ervoor dat we in totaal nog 30 participanten overhielden. Tabel 7 geeft een geordend overzicht van deze participanten.

Tabel 7 Overzicht participanten ASS (n = 13)

TD (n = 17)

M:V

11:2

10:7

MR

8

0

Geen MR

2

17

? MR

3

0

* M = mannelijk; V = vrouwelijk;

MR = mentale retardatie; ? = niet geweten; ASS =

autismespectrumstoornis; TD = typical development

13 kinderen met ASS en 17 normaalontwikkelende kinderen bleven over. Voor de Vlaamse kinderen met ASS werd de intelligentie gemeten met de WPPSI-RNL (Vandersteene & Bos, 1997), de SON-R (Tellegen, Winkel, Wijnberg-Williams, & Laros, 1998) of een andere gebruikelijke intelligentietest. Wat de Franse kinderen met ASS betreft werd dit gedaan met de Brunet-Lézine (Brunet & Lézine, 1983), de BECS (Adrien, 1996, 2008) of de PEP-R (Schopler, Reichler & Bashford, 1990). Bij de kinderen van de controlegroep werd het IQ niet expliciet gemeten. Hierbij werd afgegaan op hun schoolse resultaten of op de rapportages van de ouders dat hun kind geen ontwikkelingsachterstand vertoont. Van de kinderen met ASS hebben er minstens 8 een mentale retardatie. Van 3 kinderen hebben we geen informatie over de intelligentie doordat de ouders dit zelf niet wisten of doordat de ouders niet meer gecontacteerd konden worden. Omdat het erg moeilijk is om voldoende geschikte homevideo’s te bekomen, hebben we toch beslist om deze participanten op te nemen in de studie. Daar er slechts 2 kinderen met ASS overbleven van wie we zeker wisten dat ze geen mentale achterstand hadden, werd beslist de kinderen met ASS niet op te splitsen. De kinderen met mentale retardatie werden dus samengenomen met deze zonder mentale retardatie en met diegene waarvan het IQ niet geweten was.

34

Voorbereiding homevideo’s en codering

Elke videoband gekregen van de ouders werd eerst gedigitaliseerd en op een dvd gebrand. Daarna werd elke homevideo eenmaal volledig bekeken om te zien of het kind in de video onder 7 maanden was. Was dit het geval dan werd er een fiche van de video gemaakt waar er per tijdsfragment aangeduid werd hoe oud het kind was (0 7 maanden of ouder) en wat er op de video gebeurde. Dit kon variëren van slapen tot eten, verzorgd worden, interageren met ouders, … Nadien lieten deze fiches ons toe de juiste fragmenten (bij deze studie zijn dit de interactiemomenten bij kinderen beneden de 7 maanden) te selecteren. Deze fragmenten werden met behulp van Windows Movie Maker uitgeknipt om dan opnieuw per maand aan elkaar te plakken. In totaal werden er 53 video’s klaargemaakt om te coderen (44 Vlaamse en 9 Franse filmpjes). In het programma The Observer XT (Noldus, 2010) werd een codeerschema opgesteld voor het kind, de persoon die filmt en een eventuele tweede interactiepartner. De gedragingen van het kind waarin we geïnteresseerd waren zijn: blikrichting (naar wie/wat kijkt het kind), de hoofdmobiliteit, de verbale uitingen, het affect, de armen beenmobiliteit de tonus en wat het met zijn mond doet. Voor de volwassenen werd gekeken naar: blikrichting, vocalisaties, affect, wat doet de volwassene met zijn handen, wat is de positie ten opzichte van het kind en hoe dicht bevindt de volwassene zich bij het kind. Deze films werden nadien vertraagd bekeken zodat een erg precieze codering met The Observer mogelijk was en dit voor elk te coderen gedrag apart. In totaal werd elk filmpje dus een veertien- of twintigtal keer bekeken (afhankelijk of er een tweede interactiepersoon aanwezig was in het fragmentje). In appendix A en B wordt elk te coderen gedrag bij kind en volwassenen en de subgedragingen weergegeven.

Interbeoordelaarsbetrouwbaarheid

Om de interbeoordelaarsbetrouwbaarheid te testen werden 20 filmpjes (10 Vlaamse en 10 Franse kindjes) dubbel gecodeerd door onderzoekers die geen weet hadden van 35

de diagnose van de kinderen. In onderstaande tabel (tabel 8) staan de Cronbach’s Alphas (Cronbach, 1951) per gedrag weergegeven.

Tabel 8 Alphacoëfficiënten Gedrag

Cronbach Alpha

Blikrichting

0.867

Hoofdmobiliteit

0.981

Verbale uitingen

0.998

Affect

0.987

Armmobiliteit

0.913

Beenmobiliteit

0.986

Tonus

0.957

Mond

0.995

Globaal

0.969

Zoals te zien in de tabel waren de alpha’s vrij hoog voor alle gedragingen, alsook voor de globale codering.

Resultaten Wat de gedragingen van de kinderen betreft, werd enkel gekeken naar de gemiddelde duur (Mean = M) en naar de frequentie per minuut (Rate per Minute = RM) van een bepaald gedrag. Op deze manier zijn de resultaten niet afhankelijk van de lengte van de video’s. Om te beginnen werden de frequenties van de gedragingen van alle kinderen (los van de context) opgevraagd samen met de normaalcurve. Dit gaf ons een eerste indruk van de verdeling. Daarna voerden we nog een one sample Kolmogorov-Smirnov test uit om de verdeling te toetsen. Dit leerde ons dat de meerderheid van de variabelen niet normaal verdeeld was. Er werd dus beslist om overal non-parametrisch te toetsen met 2 onafhankelijke steekproeven (Mann-Whitney U). Daar er nog veel onzekerheid bestaat over de symptomen van ASS de eerste 6 36

levensmaanden werd besloten om exploratief te toetsen. Er werd dus onderzoek gevoerd naar een veelvuldigheid van gedragingen, in de hoop op die manier niets te missen van potentieel discriminerend gedrag. Er werd beslist om geen Bonferroni-correctie uit te voeren voor meervoudig toetsen, daar volgens sommige onderzoekers deze correctie meer problemen veroorzaakt dan oplost (Perneger, 1998; Nakagawa, 2004). Ten eerste is de Bonferroni methode bedoeld voor de algemene nulhypothese (dus dat alle nulhypothesen tegelijk juist zijn). Het is hier echter onze bedoeling te weten te komen welke gedragingen nu precies kunnen discimineren tussen kinderen met ASS en een controlegroep. Dat de interpretatie van één bevinding afhangt van het aantal andere uitgevoerde testen is een grote zwakte van deze methode. Tenslotte is het ook belangrijk om in gedachten te houden dat, hoewel de Bonferroni correctie type I fouten vermindert, het ook de kans op type II fouten verhoogt. Dit zou ervoor kunnen zorgen dat verschillen die echt belangrijk zijn, als niet significant benoemd worden (Perneger, 1998). Om echter toch met enige voorzichtigheid met onze resultaten om te gaan, werd besloten om enkel de significante waarden (p < 0.05) te rapporteren in deze sectie en de trends (p < 0.10) weg te laten.

Blikrichting

De Mann-Whitney U test toonde een significant verschil in de frequentie per minuut dat onze 2 steekproeven ergens anders naartoe kijken (U = 63.00, p < 0.05). Kinderen met ASS bleken dit significant meer te doen dan de controlegroep. De ASS groep had een gemiddelde rang van 19,15, terwijl dit bij de controlegroep 12,71 was. Ook kwam het significant meer voor per minuut dat de blikrichting van kinderen met ASS niet gecodeerd kon worden, hetzij doordat hun ogen niet werden gefilmd, hetzij doordat hun blikrichting niet gezien kon worden (U = 63.00, p < 0.05). De gemiddelde rang van de kinderen met ASS bedroeg hier 19,15. Bij de controlegroep was dit 12,71. Tabel 9 geeft een overzicht van de keuzegedragingen van blikrichting.

37

Tabel 9 Overzicht van blikrichting

Hoofd cameraman Lichaam camerman Hoofd andere persoon Lichaam andere persoon Dicht object Ver object Eigen lichaam Eigen hand Ergens anders Ogen gesloten Niet codeerbaar

R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM

Gemiddelde rang ASS TD (n=13) (n=17) 12.31 17.94 17.77 13.76 14.00 16.65 14.00 16.65 13.85 16.76 16.00 15.12 13.54 17.00 13.46 17.06 16.96 14.38 17.50 13.97 15.23 15.71 14.00 16.65 15.62 15.41 15.62 15.41 17.46 14.00 17.08 14.29 16.23 14.94 19.15 12.71 16.31 14.88 16.38 14.82 17.92 13.65 19.15 12.71

U 69.00 81.00 91.00 91.00 89.00 104.00 85.00 84.00 91.50 84.50 107.00 91.00 109.00 109.00 85.00 90.00 101.00 63.00* 100.00 99.00 79.00 63.00*

* p = < 0.05; M = mean; RM = Rate per Minute

Hoofdmobiliteit

Een significant verschil werd teruggevonden tussen de 2 steekproeven op vlak van het hoofd recht houden (U = 57.00, p < 0.05). Kinderen met ASS hadden een hogere frequentie van het hoofd recht houden per minuut. De ASS groep had een gemiddelde rang van 19,62, terwijl de controlegroep een gemiddelde rang van 12,35 had. Tabel 10 toont een overzicht van de waarden bij hoofdmobiliteit.

38

Tabel 10 Overzicht van hoofdmobiliteit

Hoofd recht

R RM R RM R RM R RM R RM

Hoofd gekanteld Hoofd gedraaid Niet codeerbaar Hoofd achterwaarts gedraaid

Gemiddelde rang ASS TD (n=13) (n=17) 13.15 17.29 19.62 12.35 13.96 16.68 14.81 16.03 13.69 16.88 19.08 12.76 14.96 15.91 14.88 15.97 14.50 16.26 14.50 16.26

U 80.00 57.00* 90.50 101.50 87.00 64.00 103.50 102.50 97.50 97.50

*p = < 0.05; M = mean; RM = Rate per Minute

Vocalisaties

Wat verbale uitingen betreft werden er geen significante verschillen ontdekt tussen de 2 steekproeven. Tabel 11 geeft hiervan een overzicht.

Tabel 11 Overzicht van vocalisaties

Huilt Vocalisatie Kort geluid Stilte Schreeuwt Lacht

R RM R RM R RM R RM R RM R RM

Gemiddelde rang ASS TD (n=13) (n=17) 13.85 16.76 13.77 16.82 13.27 17.21 16.96 14.38 14.19 16.50 13.92 16.71 14.38 16.35 17.00 14.35 16.77 14.53 17.54 13.94 16.54 14.71 16.69 14.59

U 89.00 88.00 81.50 91.50 93.50 90.00 96.00 91.00 94.00 84.00 97.00 95.00


39

Affect

Ook bij emotie werden geen significante verschillen geconstateerd tussen de 2 steekproeven. Tabel 12 geeft een overzicht op het gebied van affect.

Tabel 12 Overzicht van affect

Neutraal Geconcentreerd Blij/glimlacht Lijkt te glimlachen Lacht Oncomfortabel Verrast Huilt Niet codeerbaar

R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM

Gemiddelde rang ASS TD (n=13) (n=17) 13.85 16.76 18.23 13.41 13.00 17.41 13.38 17.12 13.00 17.41 14.77 16.06 13.69 16.88 18.69 13.06 16.31 14.88 16.46 14.76 16.65 14.62 17.12 14.26 15.62 15.41 15.69 15.35 15.00 15.88 15.00 15.88 13.62 16.94 13.85 16.76

U 89.00 75.00 78.00 83.00 78.00 101.00 87.00 69.00 100.00 98.00 95.50 89.50 109.00 108.00 104.00 104.00 86.00 89.00


Armmobiliteit

Opnieuw werden geen significante verschillen gevonden tussen onze 2 groepen. Tabel 13 geeft een overzicht van de waarden voor armmobiliteit.

40

Tabel 13 Overzicht van armmobiliteit

Beweegt arm(en) Reikt Raakt persoon aan Raakt zichzelf aan Raakt object aan Houdt object vast Beweegt object Beweegt niet Niet codeerbaar Laat object los

R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM

Gemiddelde rang ASS TD (n=13) (n=17) 13.69 16.88 12.46 17.82 15.15 15.76 14.92 15.94 15.77 15.29 15.31 15.65 15.31 15.65 14.31 16.41 15.15 15.00 14.85 16.00 17.08 14.29 17.54 13.94 15.54 15.47 15.15 15.76 16.31 14.88 15.08 15.82 15.35 15.62 13.35 17.15 15.15 15.76 15.69 15.35

U 87.00 71.00 106.00 103.00 107.00 108.00 108.00 95.00 102.00 102.00 90.00 84.00 110.00 106.00 100.00 105.00 108.50 82.50 106.00 108.00


Beenmobiliteit

Enkel een significant verschil voor het bewegen van één been werd in deze categorie vastegesteld (U = 53.00, p < 0.05). De groep met ASS beweegt significant minder één been per minuut dan de controlegroep. De gemiddelde rang voor de groep met ASS bedraagt 11,08. Deze van de controlegroep bedraagt 18,88. Tabel 14 geeft een overzicht voor beenmobiliteit

41

Tabel 14 Overzicht van beenmobiliteit

Stampt Beweegt niet Niet codeerbaar Traag “fietsen” Snel “fietsen” Benen omhoog Voeten duwen op ondergrond Eén been bewegen

R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM R RM

Gemiddelde rang ASS TD (n=13) (n=17) 15.15 15.76 15.65 15.38 15.54 15.47 13.54 17.00 16.00 15.12 15.69 15.35 14.92 15.94 14.31 16.41 14.31 16.41 14.19 16.50 13.54 17.00 13.69 16.88 15.15 15.76 15.08 15.82 12.92 17.47 11.08 18.88

U 106.00 108.50 110.00 85.00 104.00 108.00 103.00 95.00 95.00 93.50 85.00 87.00 106.00 105.00 77.00 53.00*


Tonus

Op vlak van spierspanning werden geen significante verschillen ontdekt tussen de 2 steekproeven. Tabel 15 geeft hiervan een overzicht.

Tabel 15 Overzicht van tonus

Ontspannen Hypertoon Hypotoon

R RM R RM R RM

Gemiddelde rang ASS TD (n=13) (n=17) 15.46 15.53 16.12 15.03 14.50 16.26 14.50 16.26 15.88 15.21 15.81 15.26

U 110.00 102.50 97.50 97.50 105.50 106.50


42

Mond

Ook werden geen significante verschillen gevonden tussen kinderen met ASS en kinderen zonder ASS wanneer het aankomt op wat ze met hun mond doen. De onderstaande tabel (tabel 16) toont de waarden hiervan.

Tabel 16 Overzicht van mond

Zuigt op eigen vinger/hand Zuigt op object Andere Steekt tong uit Fopspeen Niet codeerbaar

Gemiddelde rang ASS TD (n=13) (n=17) 15.12 15.79 15.88 15.21 14.46 16.29 14.92 15.94 15.08 15.82 15.35 15.62 15.77 15.29 13.69 16.88 16.23 14.94 16.31 14.88 14.77 16.06 15.23 15.71

R RM R RM R RM R RM R RM R RM

U 105.50 105.50 97.00 103.00 105.00 108.50 107.00 87.00 101.00 100.00 101.00 107.00

* p = < 0.05 ; M = mean; RM = Rate per Minute

Discussie Resultaten en terugkoppeling onderzoeksvragen

Dit onderzoek stelde dat er tijdens de eerste 6 levensmaanden van de meeste kinderen met ASS bepaalde specifieke signalen bestaan waardoor ze kunnen onderscheiden worden van normaalontwikkelende kinderen. Om niets te missen werd een veelvuldigheid van gedragingen gecontroleerd, gaande van waar het kind naar kijkt tot wat het kind doet met zijn mond. Wat de kijkrichting betreft werd vastgesteld dat kinderen met ASS binnen één minuut frequenter ergens anders naartoe zullen kijken, dan kinderen zonder ASS (U = 63.00, 43

p < 0.05). Dit zou kunnen betekenen dat kinderen met ASS minder geïnteresseerd zijn in sociale stimuli, zoals de personen rond hen, maar eerder een voorkeur hebben voor non-sociale stimuli. Gezien dit de frequentie per minuut betreft, is het echter ook mogelijk dat dit betekent dat kinderen met ASS vaker hun aandacht shiften dan normaalontwikkelende kinderen. Ook kwam het significant vaker per minuut voor dat de blikrichting van kinderen met ASS niet gecodeerd kon worden (U = 63.00, p < 0.05). Ook dit kan betekenen dat kinderen met ASS minder geneigd zijn om naar personen, in dit geval de persoon die filmt, te kijken. Het keuzegedrag “kijkrichting niet codeerbaar” wil immers in de meeste gevallen zeggen dat de baby op de video wegkijkt van de persoon die filmt, waardoor de kijkrichting niet meer gecodeerd kan worden. Wanneer we ook de trends in rekening brengen, vinden we nog meer evidentie voor een voorkeur voor non-sociale stimuli. Er werd immers geconstateerd dat kinderen later gediagnosticeerd met ASS al op vroege leeftijd gemiddeld minder kijken naar het hoofd van de persoon die filmt, dan normaalontwikkelende kinderen (U = , p < 0.10). In een onderzoek met een grotere steekproef zou dit een significant resultaat kunnen opleveren. Een significant verschil werd ontdekt tussen de 2 steekproeven op vlak van hoofdmobiliteit. Hier merkten we dat kinderen met ASS een hogere frequentie hadden van het hoofd recht houden per minuut (U = 57.00, p < 0.05). Daarenboven werd er ook een trend teruggevonden, die stelt dat kinderen met ASS eveneens hun hoofd vaker gedraaid houden per minuut (U = 64.00, p < 0.10). Deze 2 bevindingen samen zouden opnieuw kunnen betekenen dat kinderen met ASS vaker hun aandacht shiften dan normaalontwikkelende kinderen. Een laatste significant verschil werd vastgesteld op het vlak van beenmobiliteit. Er werd vastgesteld dat kinderen met ASS minder frequent één been bewegen per minuut, dan kinderen zonder ASS (U = 53.00, p < 0.05). Wanneer we dit resultaat samennemen met de trend gevonden op dit vlak, zouden we kunnen suggereren dat kinderen met ASS minder actief zijn dan normaalontwikkelende kinderen. Uit de analyse bleek immers dat kinderen met ASS hun armen minder frequent bewegen per minuut dan kinderen uit de controlegroep (U = 71.00, p < 0.10). Opnieuw is dit een resultaat, dat mits een grotere steekproef, significant zou kunnen blijken. Tenslotte werden er nog 2 trends gevonden bij het analyseren van het affect van de kinderen. De ene wijst erop dat kinderen met ASS gemiddeld meer geconcentreerd 44

kijken dan kinderen zonder ASS (U = 78.00, p < 0.10). De andere houdt in dat de groep kinderen met ASS per minuut vaker de indruk wekt blij te zijn, zonder duidelijk te lachen ( U = 69.00, p <0.10). Deze trends zouden kunnen betekenen dat kinderen met ASS minder uitgesproken positief affect vertonen dan kinderen zonder ASS.

Beperkingen en pluspunten

Deze studie toont aan dat retrospectieve videoanalyse een effectief middel kan zijn om erg vroege gedragsmatige manifestaties van ASS bij jonge kinderen te bestuderen. Toch is deze methode niet vrij van bepaalde beperkingen. De situaties die we te zien krijgen, zijn namelijk een selectie gemaakt door de ouders. Over het algemeen zijn dit positieve situaties zoals verjaardagen, feestdagen, enz … Deze video’s kunnen dus een nauwe representatie voorstellen van het gedrag van de kinderen, waardoor bepaalde symptomen misschien niet voorkomen in de te coderen fragmenten. Bovendien kruipt er erg veel tijd en moeite in dit soort onderzoek: de video’s moesten worden opgevraagd, gedigitaliseerd, voorgeselecteerd, geknipt en geplakt,… Pas daarna begon het eigenlijke codeer- en analyseerwerk. Een andere beperking van deze studie is zonder twijfel de kleine steekproef. De vereisten opgelegd aan de video’s en de kinderen zorgden ervoor dat minder dan de helft van de oorspronkelijke participanten overbleven voor de uiteindelijke analyse. Deze kleine steekproef kan er dan op zijn beurt voor gezorgd hebben dat sommige echt discriminerende gedragingen toch niet naar voor kwamen als significant. Waar we bij deze studie ook zeker rekening mee moeten houden, is dat het niveau van mentale retardatie niet gecontroleerd is. Doordat we te weinig kinderen met ASS hadden waarvan we zeker wisten dat ze geen mentale achterstand hadden, was het niet mogelijk om de kinderen met ASS verder op te splitsen naar een groep met ASS en MR en een groep met ASS zonder MR. Dit kan echter wel belangrijk zijn, want zoals Baranek (1999) en Osterling et al. (2002) al aantoonden kunnen kinderen met enkel ASS al op vroege leeftijd onderscheiden worden van kinderen met ASS en een mentale achterstand. Ook wat het codeerschema zelf betreft waren er wat tekortkomingen. Zo was er bijvoorbeeld geen keuzegedrag dat aangaf dat één van de andere personen het kind gewoon vasthield. Er was eveneens geen mogelijkheid om aan te geven dat één van 45

hen de handen of voeten van het kind vastnam en bewoog. Om deze problemen te omzeilen spraken de verschillende onderzoekers af om dit op dezelfde manier te coderen. Soms was het eveneens onduidelijk waar het hoofd van de persoon die filmde zich bevond. Wanneer het kind dan recht in de camera keek, konden we niet met zekerheid weten of het kind nu naar het hoofd van de persoon keek, of naar een object (de camera zelf). Gezien dit probleem voorkwam bij beide groepen, verwachtten we hier echter geen verschil betreffende de analyses. Een positief kenmerk van deze studie is dan weer dat er gebruik maakt werd van codeerders die op voorhand geen weet hadden van de diagnose van de kinderen. Op die manier werden er geen verwachtingen gecreëerd omtrent bepaalde gedragingen bij de kinderen en werd zo objectief mogelijk gecodeerd. Ook was het zo dat men op het zicht niet kon zien of de kinderen een bepaalde stoornis hadden. Dit voorkwam eveneens bepaalde vooroordelen bij de codeerders. Tenslotte is een groot pluspunt van alle studies die onderzoek voeren naar de vroege kenmerken van ASS, dat ze de bezorgdheden die ouders vaak ervaren de eerste levensjaren valideren.

Aanbevelingen toekomstig onderzoek

Toekomstig onderzoek met een grotere steekproef is nodig om de kans te beperken dat belangrijke discriminerende gedragingen als niet significant beschouwd worden. Om bijvoorbeeld verder de interesse in sociale stimuli te bekijken, kan men meer onderzoek voeren naar de blikrichting van kinderen met ASS. Ook verder onderzoek naar de aandacht van deze kinderen kan waardevol zijn. Naar aanleiding van de trends die wij vonden op vlak van emotie, kan het ook interessant zijn om de gelaatsuitdrukkingen van jonge kinderen met ASS te bestuderen. Ook onderzoek naar het algeheel activiteitsniveau van kinderen met ASS kan betekenisvol zijn. Adrien et al. vonden immers al in 1993 dat kinderen met ASS soms een lage spierspanning hadden en ook in dit onderzoek werd een trend gevonden dat kinderen met ASS minder vaak hun armen bewegen. Daar sociale interactie al vaak gebleken is als marker voor kinderen met ASS zou het interessant zijn voor toekomstig onderzoek om ook de wisselwerking tussen de 46

kinderen en hun ouders te bestuderen. Verschillende studies toonden immers al aan dat kinderen met ASS minder reageren op hun naam (Osterling & Dawson, 1994; Baranek, 1999; Werner et al., 2000; Osterling et al., 2002; Zwaigenbaum et al., 2005; Nadig et al., 2007; Clifford & Dissanayake, 2008), minder keken naar objecten getoond door anderen (Osterling et al., 2002), aversief zijn aan aanrakingen of er minder van genieten (Vostanis et al., 1998; Baranek, 1999; Muratori et al., 2011), enz… Wat ook belangrijk kan zijn is de groep kinderen met ASS op te splitsen naar die met en die zonder mentale retardatie. Op die manier kan men onderzoeken welke gedragingen nu specifiek zijn voor ASS en welke voor MR. In 2002 suggereerden Osterling en collega’s al dat bepaalde verstoringen op sociaal vlak (bijvoorbeeld kijken naar anderen) specifiek zijn voor ASS en niet MR. Eveneens kan het waardevol zijn om de verschillende diagnostische groepen binnenin het autismespectrum te onderzoeken. Mars et al. (1998) toonden immers aan dat kinderen die later gediagnosticeerd werden met PDD-NOS of atypische autisme, minder vroege sociale abnormaliteiten vertoonden in homevideo’s, dan kinderen later gediagnosticeerd met autistische stoornis. Ook Werner et al. (2002) stelden vast dat een latere onset ervoor kan zorgen dat er in het eerste levensjaar geen verschillen gevonden worden tussen kinderen later gediagnosticeerd met ASS en normaalontwikkelende kinderen. Een grotere steekproef van kinderen zou kunnen toelaten dat deze kinderen opgesplitst worden in een groep met vroege aanvang van symptomen en een groep waar de symptomen pas later zichtbaar waren (volgens de ouders). Bovenop een vergelijking van deze 2 groepen, zou de aard en de timing van de autistische regressie kunnen onderzocht worden.

Theoretische en klinische implicaties

Theoretisch gezien is onderzoek naar vroege symptomen van ASS zeer interessant. Dit laat namelijk toe meer informatie te verzamelen over de verschillende ontwikkelingsverlopen van ASS. Op die manier kan men verder onderzoeken of ASS met een latere aanvang inderdaad een echt bestaand fenomeen is. Bovendien kan onderzoek over variaties in de vroege ontwikkelingsgeschiedenis informatie verschaffen over de prognose van kinderen met ASS. Misschien hebben 47

kinderen waarvan de symptomen pas later voorkwamen een betere kans om hun mogelijkheden te maximaliseren, dan kinderen met een vroege aanvang van symptomen. Tenslotte laat een grondige kennis van kenmerken van ASS in het eerste levensjaar toe om vroegere diagnose- en screeningsinstrumenten te ontwikkelen. Deze middelen zouden dan kunnen aangewend worden bij risicokinderen (met sibling met ASS). Als de leeftijd van diagnose verlaagd wordt, laat dit immers ook vroegere interventie toe, wat op lange termijn betere uitkomsten voor het kind kan betekenen. Uiteraard moet hierbij wel de vraag gesteld worden of het wenselijk is dat kinderen op dergelijke vroege leeftijd al het label “autismespectrumstoornis” opgeplakt krijgen. Dit zou namelijk voor bepaalde vooroordelen kunnen zorgen bij de omgeving met een nadelig effect op het kind. We zouden dus zeker voorstellen om onderzoek naar symptomen van ASS in de eerste 6 levensmaanden voort te zetten, maar dan vooral met het oog op het vergroten van wetenschappelijke kennis hierover. Voorlopig zouden we echter niet aanbevelen om al diagnoses te stellen bij dergelijke jonge kinderen op basis van dit onderzoek. Meer onderzoek, met een grotere steekproef, is namelijk nodig om de specificiteit en sensitiviteit van diagnostische instrumenten bij jonge kinderen te garanderen.

Conclusie

Zoals onze hypothese al stelde zijn er inderdaad gedragingen terug te vinden die discrimineren tussen kinderen met en zonder ASS vóór de leeftijd van 6 maanden. Uit de analyses konden we in de eerste plaats leren dat kinderen met ASS een voorkeur hebben voor non-sociale stimuli. Eveneens opvallend was het vele shiften van de aandacht die voorkwam bij de kindjes met ASS. Tenslotte bekwamen we nog enkele trends die ons vertelden dat kinderen met ASS mogelijk minder uitgesproken positief affect vertonen en een lager activiteitsniveau hebben. We hopen dat deze studie een aanzet kan betekenen voor verder onderzoek met een grotere steekproef.

48

Appendix Appendix A: gedragingen van het kind Blikrichting

Hoofdmobiliteit

- gezicht cameraman

- dicht object

- ergens anders

- lichaam cameraman

- ver object

- ogen gesloten

- gezicht andere persoon

- eigen lichaam

- niet codeerbaar

- lichaam andere persoon

- eigen hand

- recht

- niet codeerbaar

- gedraaid - gekanteld - achterwaarts Verbale uitingen

- huilen

- lachen

- vocalisatie

- stilte

- korte vocalisatie - schreeuw Affect

Armmobiliteit

Beenmobiliteit

- neutraal

- lachen

- niet codeerbaar

- geconcentreerd

- oncomfortabel

- blij/glimlachend

- verrast

- indruk blij te zijn

- huilen

- beweegt armen

- raakt object aan

- beweegt niet

- reikt uit

- houdt object vast

- niet codeerbaar

- raakt iemand aan

- beweegt object

- raakt zichzelf aan

- laat object los

- duwt benen naar

- stampt voeten

beneden

Tonus

- “fietst” traag

- beweegt 1 been

- “fietst” snel

- beweegt niet

- doet benen omhoog

- niet codeerbaar

- ontspannen - gespannen/hypertoon - hypotoon

49

Mond

- zuigt op vinger/hand

- ander

- zuigt op object

- niet codeerbaar

- steekt tong uit - fopspeen in mond

Appendix B: Gedragingen van interactiepartner(s) Blikrichting

- naar kind

-naar ergens anders

- naar iemand anders

- niet codeerbaar

- naar kinds object - naar ander object Verbale uitingen

Affect

- babbelt tegen kind

- onomatopee

- babbelt tegen andere

- mondgeluid

- zingt

- naam van kind

- lacht

- stilte

- neutraal - opgewekt - boos - niet codeerbaar

Handen

Positie tov kind

- aaien

- object geven

- kietelen

- object wegnemen

- handspel en geluid

- wiegen

- object tonen

- beweegt niet

- voor

- niet codeerbaar

- niet codeerbaar

- naast - achter - boven Afstand tot kind

- > 1,5 meter - < 1,5 meter - op schoot/in armen - niet codeerbaar

50

Refentielijst Adrien, J.L. (1996). Autisme du jeune enfant. Développement psychologique et régulation de l’activité. Paris : Expansion Scientifique Française. Adrien, J.L. (2008). BECS : Batterie d'évaluation cognitive et socio-émotionnelle. Louvain : De Boeck Université. Adrien, J. L., Lenoir, P., Martineau, J., Perrot, A., Hameury, L., Larmande, C., & Sauvage, D. (1993). Blind ratings of early symptoms of autism based upon family home movies. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 32, 617-626. American Psychiatric Association. (2000). Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders (Revised 4th ed.) Washington, DC. Bailey, A., Le Couteur, A., Gottesman, I., Bolton, P., Simonoff, E., Yuzda, E., & Rutter, M. (1995). Autism as a strongly genetic disorder: evidence from a British twin study. Psychological Medicine, 25, 63-77. Baranek, G.T. (1999). Autism during infancy: A retrospective video analysis of sensory-motor and social behaviours at 9-12 months of age. Journal of Autism and Developmental Disorders, 29, 213-224. Barbaro, J., & Dissanayake, C. (2009). Autism spectrum disorders in infancy and toddlerhood: A review of the evidence on early signs, early identification tools, and early diagnosis. Journal of Developmental and Behavioral Pediatrics, 30, 447-459. Baron-Cohen, S., Allen, J., & Gillberg, C. (1992). Can autism be detected at 18 months? The needle, the haystack and the CHAT. Britisch Journal of Psychiatry, 161, 839-943. Baron-Cohen, S., Cox, A., Baird, G., Swettenham, J., Nightingale, N., Morgan, K., Drew, A., & Charman, T. (1996). Psychological markers in the detection of autism in infancy in a large population. British Journal of Psychiatry, 168(2), 158-163. Bernabei, P., & Camaioni, L. (2001). Developmental profile and regression in a child with autism. Autism, 5(3), 287-297. Brunet, O., & Lézine, I. (1983). Le développement psychologique de la première enfance, 5th edn. EAP (France), Issy les Moulineaux. 51

Bryson, S.E., Rogers, S.J., & Fombonne, E. (2003). Autism spectrum disorders: Early detection, intervention, education, and psychopharmacological management. Canadian Journal of Psychiatry, 48, 506-516. Bryson, S.E., Zwaigenbaum, L., Brian, J., Roberts, W., Szatmari, P., Rombough, V., & McDermott, C. (2007). A prospective case series of high-risk infants who developed autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 12-24. Charman, T., & Baird, G. (2002). Practitioner review: Diagnosis of autistic spectrum disorders in 2 and 3-year-old children. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 43(3), 289-305. Clifford S., & Dissanayake, C. (2008). The early development of joint attention in infants with autistic disorder using home video observations and parental interview. Journal of Autism and Developmental Disorders., 38, 791-805. Clifford, S., Young, R., & Williamson, P. (2007). Assessing the early characteristics of autistic disorder using video analysis. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 301-313. Cox, A., Klein, K., Charman, T., Baird, G., Baron-Cohen, S., Swettenham, J., Drew, A., & Wheelwright, S. (1999). Autism spectrum disorders at 20 and 42 months of age: Stability of clinical and ADI-R diagnosis. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 40, 719-732. Cronbach, L.J. (1951). Coefficient alpha and the internal structure of tests. Psychometrika, 16(3), 297-334. Dawson, G. (2008). Early behavioral intervention, brain plasticity, and the prevention of autism spectrum disorder. Development and Psychopathology, 20, 775-803. Dawson, G., Osterling, J., & Meltzoff, A.N., & Kuhl, P. (2000). Case study of the development of an infant with autism from birth to 2 years of age. Journal of Applied Developmental Psychology, 21, 299-313. Dissanayake, C., Bui, Q.M., Huggins, R., Loesch, D.Z. (2006). Growth in stature and head circumference in high-functioning autism and Asperger disorder during the first 3 years of life. Development and Psychopathology, 18, 381-393. Eaves, L.C., & Ho, H.H. (2004). The very early identification of autism: Outcome to age 4½-5. Journal of Autism and Developmental Disorders, 34(4), 367-378. Filipek, P., Accardo, P., Baranek, G., Cook, E., Dawson, G., Gordon, B., Bravel, J., Johnson, C., Kallen, R., Levy, S., Minshew, N., Prizant, B., Rapin, L., Rogers, S., Stone, W., Teplin, S., Tuchman, R., & Volkmar, F. (1999). The Screening and 52

diagnosis of autistic spectrum disorders. Journal of Autism and Developmental Disorders, 29(6), 439-484. Fombonne, E. (2009a). A wrinkle in time: From early signs to a diagnosis of autism. Journal of American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 48(5), 1-2. Fombonne, E. (2009b). Epidemiology of pervasive developmental disorders. Pediatric Research, 65(6), 591-598. Fukumoto, A., Hashimoto, T., Ito, H., Nishimura, M., Tsuda, Y., Miyazaki, M., Mori, K., Arisawa, K., & Kagami, S. (2008). Growth of head circumference in autistic infants during the first year of life. Journal of Autism and Developmental Disorders, 38, 411-418. Ganz, M.L. (2007). The lifetime distribution of the incremental societal costs of autism. Archives of Pediatrics and Adolescent Medicine, 161, 343-349. Geschwind, D.H. (2009). Advances in autism. Annual Review of Medincine, 60, 367-380. Gray, K.M., & Tonge, B.J. (2001). Are there early features of autism in infants and preschool children? Journal of Paediatrics and Child Health, 37, 221-226. Happé, S., & Ronald, A. (2008). The ‘Fractionable Autism Triad’: A review of evidence

from

behavioural,

genetic,

cognitive

and

neural

research.

Neuropsychology Review, 18, 287-304. Harris, S., & Handleman, J. (2000). Age and IQ at intake as predictors of placement for young children with autism: A four to six year follow-up. Journal of Autism and Developmental Disorders, 30(2), 137-142. Howlin, P., & Moore, A. (1997). Diagnosis of autism: a survey of over 1200 patients in the UK. Autism, 1(2), 135-162. Howlin, P., & Asgharian, A. (1999). The diagnosis of autism and Asperger syndrome: Findings from a survey of 770 families. Developmental Medicine and Child Neurology, 41(12), 834-839. Kanner, L. (1943). Autistic disturbances of affective contact. Nervous Child, 2, 217250. Levy, E.S., Mandell, D.S., & Schultz, R.T. (2009). Autism. Lancet, 374, 1727-1738. Lord, C. (1995). Follow-up of two-year-olds referred for possible autism. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 36, 1365-1382. Lord, C., Risi, S., DiLavore, P.S., Shulman, C., Thurm, A., & Pickles, A. (2006). Autism from 2 to 9 years of age. Archives of Genetic Psychiatry, 63, 694-701. 53

Maestro, S., Muratori, F., Cesari, A., Cavallaro, M.C., Paziente, A., Pecini, C., Grassi, C., Manfredi, A., & Sommario, C. (2004). Course of autism signs in the first year of life. Psyhopathology, 38, 26-31. Mars, A.E., Mauk, J.E., Dowrick, P.W. (1998). Symptoms of pervasive developmental disorders as observed in pre-diagnostic home videos of infants and toddlers. Journal of Pediatrics, 132, 500-504. Mitchell, S., Brian, J., Zwaigenbaum, L., Roberts, W., Szatmari, P., Smith, I., & Bryson, S. (2006). Early language and communication development of infants later diagnosed with Autism Spectrum Disorder. Journal of Developmental and Behavioral Pediatrics, 27, 69-78. Muratori, F., Apicella, F., Muratori, P., & Maestro, S. (2011). Intersubjective disruptions and caregiver–infant interaction in early autistic disorder. Research in Autism Spectrum Disorders, 5, 408-417. Nadig, A.S., Ozonoff, S., Young, G.S., Rozga, A., Sigman, M., Rogers, S.J. (2007). A prospective study of response to name in infants at risk for autism. Archive of Paediatrics and Adolescent Medicine, 161, 378-383. Nakagawa, S. (2004). A farewell to Bonferroni: the problems of low statistical power and publication bias. Behavioural Ecology, 15(6), 1044-1045. Oosterling, I.J., Wensing, M., Swinkels, S.H., van der Gaag, R.J., Visser, J.C., Woudenberg, T., Minderaa, R., Steenhuis, M-P., & Buitelaar, J.K. (2010). Advancing early detection of autism spectrum disorder by applying an integrated two-stage screening approach. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 51(3), 250-258. Osterling, J., & Dawson, G. (1994). Early recognition of children with autism: A study of first birthday home video tapes. Journal of Autism and Developmental Disorders, 24, 247-257. Osterling, J., Dawson, G., Munson, J. (2002). Early recognition of one-year old infants with autism spectrum disorder versus mental retardation: a study of first birthday party home videotapes. Developmental Psychopatholy, 14, 239-251. Ozonoff, S., Iosif, A.-M., Baguio, F., Cook, I.C., Moore Hill, M., Hutman, T., Rogers, S.J., Rozga, A., Sangha, S., Sigman, M., Steinfeld, M. B., & Young, G.S. (2010). A prospective study of the emergence of early behavioral signs of autism. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 49(3), 256-266. Palomo, R., Ozonoff, S. (2006). Autism and family home movies: a comprehensive 54

review. Developmental en Behavioral Pediatrics, 27(2), 59-68. Pandey, J. (2008). The modified checklist for autism in toddlers (MCHAT) sibling study: are younger siblings representative of the general ASD population? University of Connecticut, 47 p. Perneger, T.V.. (1998). What’s wrong with Bonferroni adjustments? British Medical Journal, 316, 1236-1238. Reznick, S., Baranek, G.T, Reavis, S., Watson, L.R., Crais, E.R. (2007). A parentreport instrument for identifying one-year-olds at risk for an eventual diagnosis of autism: the First Year Inventory. Journal of Autism and Developmental Disorders, 37, 1691-1710. Rogers, S.J. (1996). Brief report: Early intervention in autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 26, 243-246. Rutter, M. (2005). Aetiology of autism: findings and questions. Journal of Intellectual Disability Research, 49(4), 231-238. Schopler, E., Reichler, R, & Bashford, A. (1990) Individualized assessment and treatment for autistic and developmentally disabled children. Psychoeducational Profile Revised, Austin. Stone, W.L., Lee, E.B., Ashford, L., Brissie, J., Hepburn, S.L., Coonrod, E.E., Weiss, B. (1999). Can autism be diagnosed accurately in children under 3 years? Journal of Child Psychology and Psychiatry, 40, 219-226. Tellegen, P. J., Winkel, M., Wijnberg-Williams, B. J., & Laros, J. A (1998). SnijdersOomen Niet-verbale Intelligentietest SON-R 2.5-7. Verantwoording en Handleiding. Lisse: Swets & Zeitlinger. VanderSteene, G., & Bos, A. (1997). Wechsler preschool and primary scales of intelligence WPPSI-R, Vlaams-Ned. Aanpassing. London: The Psychological Corporation. van Daalen, E., Kemner, C., Dietz, C., Swinkels, S.H.N., Buitelaar, J.K., & van Engeland, H. (2009). Inter-rater reliability and stability of diagnoses of autism spectrum disorder in children identified through screening at a very young age. European Child and Adolescent Psychiatry, 18, 663-674. Volkmar, F., Chawarska, K., & Klin, A. (2005). Autism in infancy and early childhood. Annual Review of Psychology, 56, 315-336. Vostanis, P., Smith, B., Corbett, J, Sungum-Paliwal, R., Edwards, A., Gingell, K., Golding, R., et al. (1998). Parental concerns of early development in children 55

with autism and related disorders. Autism, 2, 229-242. Wallace, K.S., &Rogers, S.J.(2010). Intervening in infancy: implications for autism spectrum disorders. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 51, 1300-1320. Watson, L.R., Baranek, G.T., Crais, E.R., Reznick, J.S., Dykstra, J., Perryman, T. (2007). The First Year Inventory: retrospective parent responses to a questionnaire designed to identify one-year-olds at risk for autism. Journal of Autism and Develomental Disorders, 37, 49-61. Werner, E., & Dawson, G. (2005). Validation of the phenomenon of autistic disorder regression using home videotapes. Archives of Genetic Psychiatry, 62, 89-895. Werner, E., Dawson, G., Munson, J., & Osterling, J. (2005). Variation in early developmental course in autism and its relation with behavioural outcome at 3-4 years of age. Journal of Autism and Developmental Disorders, 35, 337-350. Werner, E., Dawson, G., Osterling, J., Dinno, N. (2000). Brief report: recognition of autism spectrum disorder before one year of age: a retrospective study based on home videotapes. Journal of Autism and Developmental Disorders, 30, 157-162. Wing, L., Yeates, S.R., Brierley, L.M., & Gould, J. (1976). The prevalence of early childhood autism: comparison of administrative and epidemiological studies. Psychological Medicine, 6, 89-100. Woods, J.J., & Wetherby, A.M. (2003). Early identification of and intervention for infants and toddlers who are at risk for autism spectrum disorder. Language, Speech, and Hearing Services in Schools, 34, 180-193. World Health Organization. Mental Disorders: A Glossary and Guide to Their Classification in Accordance with the 10th Revision of the International Classification of Diseases: Research Diagnostic Criteria (ICD-10). Geneva: WHO; 1993. Young, R., Brewer, N., & Pattison C. (2003). Parental identification of early behavioural abnormalities in children with autistic disorder. Autism, 7, 125-143. Zwaigenbaum, L., Bryson, S., Rogers, T., Roberts, W., Brian, J., & Szatmari, P. (2005). Behavioural manifestations of autism in the first year of life. International Journal of Developmental Neuroscience, 23, 143-152.

56

Dankwoord Graag wil ik de Universiteit Gent bedanken om mijn interesse te wekken voor dit onderwerp en mij dan ook nog de kans te geven dit onderzoek uit te voeren. Daarnaast ben ik ook mijn begeleidster Petra Warreyn en Julie Brisson dankbaar om mij altijd bij te staan met raad en daad (vooral bij de moeilijke SPSS-momenten). Ook 1ste master studente Lieselot Vandenabeele, die eveneens heel wat filmpjes codeerde, wil ik erg graag bedanken en natuurlijk ook motiveren om dit onderzoek verder te zetten. Een woordje van dank ook voor mijn vrienden voor de ontspannende momenten en mijn familie voor de interesse en motivatie. Tot slot bedank ik zeker nog mijn mama, om mijn thesis na te lezen en de foutjes te verbeteren.

57

Als baby was hij al anders. Vroege signalen van een autismespectrumstoornis in kaart brengen via home video s

Recommend Documents