Akut hasi katasztrófához vezető, gangraenás cholecystitis talaján kialakuló arteria cystica ruptura Nánási Rita, Mester Tamás, Gyuricza István, Bánsághi Zoltán
Absztrakt: BEVEZETÉS – Egy gyakori akut hasi kórkép ritka szövődményének kialakulását, diagnosztizálását és sikeres intervenciós radiológiai ellátását ismertetjük. ESETISMERTETÉS – Idős, súlyos krónikus obstruktív tüdőbetegségben szenvedő, tracheostomán át lélegeztetett, instabil állapotú, intenzív terápiás ellátást igénylő nőbeteget akut hasi tünetek miatt a pulmonológiai klinikáról szállítottak kórházunk sürgősségi egységére. CT-vizsgálattal az arteria cysticából eredő vérzést detektáltunk, amit a diagnózis felállítása után egy órán belül szelektív embolizációval sikeresen elláttunk, és így a beteg állapota stabilizálódott. Az arteria cystica erodációjának hátterében epekövesség talaján kialakult gangraenás cholecystitis állt, ami a képalkotó vizsgálatokon kívül a két nappal később elvégzett cholecystectomia során is igazolódott. A beteg állapota azonban néhány nap múlva ismét rosszabbodott és intézetünk intenzív osztályán exitált. A beteg dokumentációi alapján megpróbáltuk rekonstruálni, hogyan válhatott végül fatálissá egy epehólyag-gyulladás. KÖVETKEZTETÉS – Az esettel egy akut hasi kórkép rendkívül ritka szövődményét és annak sikeres ellátását mutatjuk be. Ezenkívül rámutatunk arra, hogy a figyelmünket elterelte egy súlyos kórkép progressziója, így annak árnyékában végül fatálissá vált egy egyébként jó prognózisú kórkép. Kulcsszavak: szövődményes cholecystitis, arteria cystica ruptura, embolizáció, haemobilia Article Title: Case report of acute abdomen caused by cystic artery rupture due to gangrenous cholecystitis Abstract: INTRODUCTION – This case describes the development, diagnosis, and successful interventional radiological treatment of a rare complication following a common acute abdominal disease. CASE REPORT – The 76-year-old woman, suffering from severe chronic obstructive pulmonary disease, ventilated via tracheostomy, was transferred from the pulmonary clinic to the emergency room of our hospital in unstable condition, requiring intensive care treatment of acute abdominal symptoms. Computed tomography revealed bleeding from the cystic artery. The bleeding was successfully treated within an hour using selective transcatheter embolisation and the condition of the patient was stabilized. The bleeding was caused by the erosion of the cystic artery due to gangrenous cholecystitis, which was diagnosed by computer tomography and confirmed two days later by elective cholecystectomy. A few days later the patient became instable again and died at our intensive care unit. CONCLUSION – This case shows an extremely rare complication of an acute abdominal disease and its successful treatment. In addition, we highlight how a progressive condition may mislead our attention, meanwhile in its shadow a common disease can become fatal. Keywords: complicated cholecystitis, cystic artery rupture, embolisation, haemobilia Az „akut has” olyan, különböző etiológiájú, életveszéllyel fenyegető állapot, amely gyorsan progrediál, kórházi kezelést és az esetek nagy részében sürgős műtéti beavatkozást igényel. A lehetséges kóreredet alapján a következő csoportokba sorolható: hirtelen fellépő gyulladásos folyamat, üreges szerv perforációja, üreges szerv elzáródása, hasi szervek akut vérellátási zavara vagy vérzés (1). A tünetek, a fizikális státus, a laboratóriumi eredmények nem mindig specifikusak, és a differenciáldiagnosztika gyakran nehéz. Mivel a folyamat általában gyorsan romlik, a gyors és pontos diagnózis felállítása nagyon fontos, amelyben a képalkotó vizsgálatoknak döntő szerepük van. Manapság akut hasi kórképek esetén első lépésként multidetektoros komputertomográfiás (MDCT-) vizsgálatot végzünk. Esetünkkel egy akut hasi állapotot okozó gyulladásos kórkép rendkívül ritka szövődményét, annak gyors és sikeres intervenciós radiológiai-sebészeti ellátását ismertetjük. Azonban a végül mégis exitusba torkolló történetünk nem csupán e szövődmény ritka előfordulása miatt tanulságos.
Esetismertetés
A 76 éves, súlyos, krónikus obstruktív tüdőbetegségben (COPD) szenvedő, tracheostomán át lélegeztetett nőbeteget akut hasi tünetek, diffúz hasi nyomásérzékenység, défense musculaire miatt a Semmelweis Egyetem Pulmonológiai Klinikájáról szállították kórházunk sürgősségi egységére. A beteget instabil állapotban, „akut has” iránydiagnózissal azonnal CT-vizsgálatra küldték, majd intenzív osztályon helyezték el. A CT-vizsgálat időpontjában a beteg kórelőzményéből annyit ismertünk, hogy súlyos COPD talaján kialakult légzési elégtelenségét a pulmonológiai klinikán kezelik. Egyéb anamnesztikus adat nem állt rendelkezésünkre. Az elvégzett hasi és kismedencei CT-vizsgálaton hydrops határán lévő (körülbelül 10 cm-es) epehólyag ábrázolódott, amelynek lumenében üledék (sludge) és két darab (mintegy 15 mm-es) kő került leírásra (1. a, b ábra). A máj, az epehólyag, a lép körül, a belek között és a kismedencébenkis mennyiségű szabad hasi folyadékot detektáltunk (1. c ábra). Ábrázolódott továbbá egy nagyméretű hasfali sérv, környezetében beszűrt zsírszövettel és intraabdominalisan, részben a sérvtömlőbe csúszva egy hosszú (körülbelül 77 mm-es), oldalán nyílásokkal rendelkező, ismeretlen eredetű, tubularis sugárfogó idegen test (1. d ábra).
a
b
c
d 1. ábra. a), b) Hydrops határán lévő epehólyag, benne „sludge” és két darab kő detektálható. A belek között kevés szabad hasi folyadék van. c) A máj és lép körül kevés folyadék ábrázolódik. d) Beszűrt környezetű hasfali sérv, tömlőjében idegen test és kevés kismedencei folyadék figyelhető meg
Leletünkben az epehólyag gyulladását megállapítva mégis azt gondoltuk, hogy elsősorban a gyulladtnak imponáló sérv és az idegen test felelős az akut hasi tünetek kialakulásáért. A szabad hasi folyadékot reaktívnak véleményeztük, mivel nem mértük meg annak – már akkor is vérzésre utalóan magas – denzitását. A vizsgálat után intenzív osztályra kerülő beteg hemoglobinértéke az obszerváció során hirtelen, szignifikánsan csökkent. Friss vérzést keresve, az előző vizsgálat után öt órával, ismételt CT-vizsgálatot végeztünk. A korábbiakhoz képest a máj környezetében detektált, subcapsularis folyadék mennyisége jelentősen nőtt, magas denzitása alapján (100 HU) ekkor már haematomának véleményeztük. A lép körüli, a belek közötti és a kismedencében lévő folyadékgyülem denzitása – vérzésnek megfelelően – szintén magas volt (2. a ábra). A vizsgálat CT-angiográfiás sorozatán, a beszűrt környezetű, helyenként elmosódott kontúrú epehólyagban intraluminalisan megjelenő, a subcapsularis tér felé terjedő, tócsás kontrasztanyag-kilépés az aktív vérzés tényét támasztotta alá (2. b ábra). A rekonstrukciós képeken bizonyíthatóvá vált, hogy a vérzés forrása az arteria cystica (2. c ábra).
a
b
c 2. ábra. a) A posztkontrasztos képen vérzésre utaló magas denzitású folyadék a máj körül subcapsularisan és a lép mellett. b) Az epehólyagban intraluminalisan megjelenő tócsás kontrasztanyag a subcapsularis tér felé terjed – CTA-sorozat. c) Sagittalis MIP-rekonstrukciós felvételek igazolják, hogy a kontrasztanyag-kilépés forrása az arteria cystica
Vizsgálatunkkal igazoltuk a nekrotizáló epehólyag-gyulladás miatt erodált arteria cysticából eredő aktív vérzést, a következményes, nagy kiterjedésű subcapsularis haematomát és szabad hasűri vérzést. A diagnózis felállítása után elsődleges cél a vérzés megszüntetése volt. A beteg instabil állapota miatt műtét nem jöhetett szóba, így egy órával a CT-vizsgálatot követően az arteria cystica szuperszelektív embolizációját végeztük el (3. ábra). Az eredményes embolizációt követően a beteg ismét hemodinamikailag stabil állapotba került.
a
b 3. ábra. a) Angiográfia során a gyulladás miatt fennálló hiperperfúzió szinte körberajzolja az epehólyagot; az arteria cysticából tócsát képezve kilépő kontrasztanyag a hólyag vetületében látszik. b) Szelektív embolizáció után, a kontrollfeltöltéskor, kontrasztanyag-kilépés nem detektálható
Két nappal később elektív műtétre került sor. Ennek során cholecystectomiát végeztek, eltávolították a gangraenás, nekrotizált epehólyagot, 2 l véralvadékot és az idegen testet, amely sebészeti dréndarabnak bizonyult. Néhány nap múlva azonban a progrediáló társbetegségek és az időközben kialakult septikaemia miatt a beteg exitált.
Megbeszélés
Az epekövesség népbetegségnek számít, hazánkban a lakosság körülbelül 8-10%-át érinti. A kőképződés leggyakrabban az epehólyagban figyelhető meg. A tüneteket okozó cholecystolithiasis, illetve cholecystitis ellátására vagy azonnali vagy – konzervatív terápiát követő – tervezett cholecystectomia a jelenleg elfogadott terápia. Az epeutakban elzáródást okozó kő, a heves epehólyag-gyulladás gyakran akut hasi tüneteket okoz, de a betegség súlyos szövődményeivel (empyema vesicae fellae, emphysaemás cholecystitis, gangraena, perforáció, fistulaképződés, cholangitis, cholangiopancreatitis) ritkán találkozunk. Esetünk jelentőségét az adja, hogy – epekövesség talaján kialakult – cholecystitis következtében erodált arteria cystica vérzése különösen ritkán fordul elő. A hazai és nemzetközi irodalmat áttekintve kevés hasonló közleményt találtunk. A publikált, mintegy 25 eset többségében az arteria cystica felől az epehólyagba vagy környezetébe törő vérzés iatrogén beavatkozás szövődményeként (2), egy-egy esetben epehólyag-malignitás (3), véralvadási zavar (4), polyarteritis nodosa (5) kapcsán fordult elő. A köves epehólyag gangraenosus gyulladása miatt bekövetkezett „spontán” vérzés esetéről egy közleményt találtunk (6). Az eperendszer bármely szakaszába törő vérzés bejutva az epeutakba (haemobilia) és innen a duodenumba, erős hasi fájdalommal, sárgasággal, valamint haematemesissel vagy melaenával járhat (7), a három klinikai tünet együttesét Quincketriásznak nevezzük (8). Ezenkívül a tüneteket általában láz és anaemia is kíséri. A közölt nem traumás arteria cystica vérzések többségében (esetünkben is) az arteria cystica vérzés „fedett” volt, a vérzés úgynevezett pseudoaneurysmából eredt (9–12). A cysticus arteria pseudoaneurysma képződésének egyik feltételezett oka a hosszan fennálló környezeti gyulladás (cholecystitis, más esetben pancreatitis), ami az érfal rétegeit (főként az adventitiát) roncsolja, a vasa vasorumban thrombus képződhet, ezáltal létrejön egy lokális érfalgyengeség. Kialakulásának másik lehetséges patomechanizmusa, hogy a nagyméretű epekövek miatt roncsolódik, ulcerálódik az érfal (13). Ezeken az érszakaszokon hamar kialakulhat a ruptura. Ismertetett esetünkben az elvégzett vizsgálatok során nem ábrázolódott pseudoaneurysma, és nem tudtuk bizonyítani haemobilia fennállását sem, feltehetően azért, mert a vizsgálat idejére az ér distalis szakasza az epehólyag falával együtt teljesen erodálódott. Az arteria cystica vérzésének ellátása jelen ajánlások szerint két lépésben célszerű: elsőként szelektív embolizáció, majd azt követően elektív cholecystectomia elvégzése javasolt (ahogy esetünkben is történt). A „kétlépéses” ellátás sikeréről 2002-ben egy japán munkacsoport publikált először adatot (14), azóta csak néhány sikeres esetről számoltak be (15–17). Ilyen esetet és annak kétlépéses ellátását a hazai irodalomban – ismereteink szerint – először publikálunk. A diagnosztikus folyamat utólagos elemzése igazolja, hogy a folyadékgyülem már az első CT-vizsgálat alkalmával sem reaktív, hanem vérzéses eredetű volt. (Ez annak ellenére lényeges, hogy egy ekkor elvégzett angiográfia – a tapasztalatok szerint – a vérzésforrást nagy valószínűséggel nem találta volna meg.) Az aktív vérzés pillanatában végzett második CT-vizsgálat és az erre indikált angiográfia során a vérzésforrás egyértelműen detektálható volt. Esetünket más szempontból is próbáltuk elemezni. A beteg a kórházunkba kerülése előtti másfél hónapban három különböző fővárosi egészségügyi intézményben járt fekvő betegként. A dokumentációk utólagos áttekintése, ezen belül a gyulladásos paraméterek közül a fehérvérsejtszám (WBC) és a C-reaktív protein (CRP) adatok alapján próbáltunk következtetni a lappangva progrediáló epehólyag-gyulladás lefolyására. A fekvőbeteg-intézetek felvételi és elbocsátó diagnózisait, valamint a laboratóriumi adatokat táblázatba foglalva vetettük össze (1. táblázat).
1. táblázat.Gyulladásos paraméterek változása a kórházi kezelések során
Mint látjuk, az első ellátó intézetben bizonytalan hasi panaszok, puffadás, émelygés miatt vizsgálták a beteget, panaszait a bent fekvés alatt is emelkedő tendenciát mutató gyulladásos paraméterek ellenére hasi ischaemiával magyarázták. Hat nappal később, második alkalommal, akut myocardialis infarctus – gyorsan kizárt – gyanúja miatti kórházi felvételekor, lázzal, súlyos fulladással, rendkívül magas, egyre emelkedő gyulladásos paraméterekkel kezelték. Lélegeztetést igénylő állapotát az ismert COPD exacerbatiójával magyarázták, és a beteget áthelyezték.A pulmonológián további két hétig kezelték a beteget. Az alkalmazott antibiotikum-spektrumot tenyésztés alapján szélesítették, a tubust tracheostomára cserélték. Ennek hatására a gyulladásos paraméterek ugyan látványosan csökkentek, de a beteg állapota érdemben nem javult.A 15. ápolási napon hirtelen fellépő hasi panaszok sebészeti konzíliumot kényszerítettek ki, ahol akut hasat véleményeztek, ezért a beteget kórházunkba szállították. Bár az akut hasi tünetek hátterében fennálló gangraenás cholecystitis következményeként erodált arteria cysticából történő vérzést sikerült ellátni, a súlyos társbetegségek további progressziója és septikaemia miatt a beteg végül exitált.
Összegzés
Közleményünk két tanulságra hívja fel a figyelmet. Egyrészt a hasi folyadék denzitását megmérve a vérzés lehetőségét korábban felvetettük volna, másrészt az eset jól példázza, hogy egy olyan, máskor jól kezelhető kórkép, mint az epehólyaggyulladás, jellegzetes tünetek és specifikus laboratóriumi eltérések nélkül, többszörös kórházi kezelés mellett is fatálissá válhat, ha csak egy problémára beszűkülve gondolkozunk. Mindezeken túl esetünk ismertetésével az epeúti vérzések egy nagyon ritka típusának első hazai, sikeres kétlépcsős ellátását mutattuk be.
Irodalom
1.
Dr. Gaál Csaba: Sebészet. Medicina, Budapest.
2. Butet Y, Bouras AF, Truant S, Pruvot FR. Pseudoaneurysm of the cystic artery as a complication of laparoscopic cholecystectomy.Dig Liver Dis 2012;44(5):449-50. 3. Ku J, DeLaRosa J, Kang J, Hoyt D, Coimbra R.Acute cholecystitis with a hemocholecyst, as an unusual presentation of gallbladder cancer: report of a case. Surg Today2004;34:973-6. 4. Karatepe O, Tukenmez M, Adas G, et al. Cholecystitis caused by hemocholecyst: an unusual complication of hemophilia. A Central European J Med 2007;2:539-42. 5.
Sibulesky L, Ridlen M, Pricolo VE. Hemobilia due to cystic artery pseudoaneurysm. Am J Surg 2006;191:797-8.
6. Contini S, Uccelli M, Sassatelli R, Pinna F, Corradi D. Gallbladder ulcer eroding the cystic artery: a rare cause of hemobilia. Am J Surg2009;198(2):e17-9. 7. Sundeep SS, et al. Acute cholecystitis with massive upper gastrointestinal bleed: A case report and review of the literature. BMC Gasrtoenterology 2007;7:12. 8. Perrot M, Berney T, Buehler L, Delgadillo X, et al. Management of bleeding pseudoaneurysm in patients with pancreatitis. Br J Surg 1999;86:29-32. 9. Ben-Ishay, et al. Gallbladder ulcer erosion into the cystic artery: a rare cause of upper gastro-intestinal bleeding. Case report. World Journal of Emergency Surgery2010;5:8. 10.
Reddy SC. Pseudoaneurysm of cystic artery with upper gastrointestinal hemorrhage. South Med J 1983;76:85-6.
11. Wu TC, Liu TJ, Ho YJ. Pseudoaneurysm of the cystic artery with upper gastrointestinal hemorrhage: Case report. Acta Chir Scand 1988;154:151-2. 12. Gutierrez G, Ramia JM, Villar J, Garrote D, Ferron A, Ruiz E. Cystic artery pseudoaneurysm from an evolved acute calculus cholecystitis. Am J Surg 2004;187:519-20. 13. Ben-Ishay, et al.Gallbladder ulcer erosion into the cystic artery: a rare cause of upper gastro-intestinal bleeding. Case report. World Journal of Emergency Surgery2010;5:8. 14. Maeda A, Kunou T, et al. Pseudoaneurysm of the cystic artery with hemobilia treated by arterial embolization and elective cholecystectomy. J Hepatobiliary Pancreat Surg 2002;9(6):755-8. 15. Delgadillo X, et al. Successful treatment of a pseudoaneurysm of thecysticarterywith microcoilembolization. J Vasc Interv Radiol.1999;10(6):789-92. 16. Osada H, et al. Cysticarterybleeding due to blunt gallbladder injury: computed tomography findings and treatment with transcatheter arterialembolization. Jpn J Radiol 2010;28(2):162-5. 17. Siddiqui NA, et al. Cysticarterypseudoaneurysm secondary to acute cholecystitis as cause of haemobilia. BMJ Case Rep 2011, 5(1):26
Szerző levelezési címe:
dr. Nánási Rita, H-9024 Győr, Hunyadi u. 7/B
Szerző e-mail címe:
[email protected]
Szerző munkahelye: Szent Imre Egyetemi Oktatókórház, Képalkotó Diagnosztikai Osztály/Szent Imre Hospital, Department of Radiology; Budapest
