Richtlijn Primaire Idiopathische Klompvoet
INITIATIEF Nederlandse Orthopaedische Vereniging IN SAMENWERKING MET Nederlandse Vereniging Klompvoetjes MET ONDERSTEUNING VAN Kennisinstituut van Medisch Specialisten FINANCIERING De richtlijnontwikkeling werd gefinancierd uit de Kwaliteitsgelden Medisch Specialisten (SKMS)
1
Colofon
RICHTLIJN PRIMAIRE IDIOPATHISCHE KLOMPVOET © 20134Nederlandse Orthopaedische Vereniging Bruistensingel 128 5232 AC ’s-Hertogenbosch Tel. 073-7003410 Email:
[email protected] Website: http://www.orthopeden.org/
Alle rechten voorbehouden. De tekst uit deze publicatie mag worden verveelvoudigd, opgeslagen in een geautomatiseerd gegevensbestand, of openbaar gemaakt in enige vorm of op enige wijze, hetzij elektronisch, mechanisch door fotokopieën of enige andere manier, echter uitsluitend na voorafgaande toestemming van de uitgever. Toestemming voor gebruik van tekst(gedeelten) kunt u schriftelijk of per e-mail en uitsluitend bij de uitgever aanvragen. Adres en e-mailadres: zie boven. 2
Samenvatting van de aanbevelingen Onderstaande is een samenvatting van de aanbevelingen uit de richtlijn Primaire idiopathische klompvoet. In deze samenvatting ontbreken het wetenschappelijk bewijs en de overwegingen die tot de aanbevelingen geleid hebben. Lezers van deze samenvatting worden voor deze informatie verwezen naar de volledige richtlijn. De aanbevelingen zijn mede gebaseerd op consensus binnen de werkgroep Richtlijn primaire idiopathische klompvoet. Om in de nuancering van de aanbevelingen niet de boodschap van de richtlijn te verliezen, worden in de context van de GRADE-methode1 de aanbevelingen zo helder mogelijk geformuleerd. De richtlijn heeft betrekking op kinderen waarbij de diagnose congenitale idiopathische pes equinovarus adductus is gesteld voor de leeftijd van zes maanden, en die nog niet eerder zijn behandeld. Diagnostiek van klompvoet Wat is de optimale diagnostische methode om een klompvoet vast te stellen en te classificeren? Stel de diagnose Klompvoet met behulp van lichamelijk onderzoek. Maak bij patiënten met klompvoeten niet standaard röntgenfoto’s, maar uitsluitend bij twijfel over de voetcorrectie of bij een recidief. Gebruik voor het classificeren van de ernst van klompvoeten zowel het classificatiesysteem volgens Diméglio, als het classificatiesysteem volgens Pirani. Gebruik beide classificatiesystemen in ieder geval bij het vaststellen van de initiële ernst van de klompvoet bij een pasgeborene voorafgaand aan behandeling.
Behandeling van klompvoet Wat is de optimale behandeling van klompvoet? Behandel de primaire, idiopathische klompvoet volgens de standaard Ponsetibehandeling met Plaster of Paris (POP) gips, gevolgd door een voetabductiebrace. 1
3
gebruik geen gipsredressie volgens de Kitemethode; gebruik geen kunststofgips bij de gipsredressies volgens Ponseti; gebruik geen enkel-/voetorthese in de nabehandeling, maar een voetabductiebrace; verricht de Achillespees tenotomie zo mogelijk onder lokale anesthesie.
http://www.gradeworkinggroup.org/
Pas geen chirurgie toe als primaire behandeling van de idiopathische klompvoet anders dan de klassieke Ponsetibehandeling voorschrijft. Patiëntgerelateerde prognostische factoren voor behandelsucces Wat is het belang van patiëntgerelateerde prognostische factoren voor het behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? Informeer bij de ernstige klompvoet (met een hoge Diméglio- of Piraniscore) de ouders zich voor te bereiden op een mogelijk hoger aantal gipsredressies en een grotere kans op recidieven
Motiveer ouders om tot het vierde jaar therapietrouw te blijven met het correct gebruik van een abductiebrace om de kans op recidief te minimaliseren. Geef ouders goede instructie en controleer regelmatig het kind op de polikliniek om een positief effect te bewerkstelligen op de therapietrouw met betrekking tot het dragen van de voetabductiebrace (zie hoofdstuk 4 Behandeling van klompvoet). Blijf alert op alle factoren die de therapietrouw met betrekking tot het dragen van de voetabductiebrace negatief zouden kunnen beïnvloeden
Klompvoet en dysplastische heupontwikkeling Wat is de plaats voor systematische screening naar dysplastische heupontwikkeling (DHO, DDH) bij kinderen met een idiopathische klompvoet? Screen kinderen met een idiopathische klompvoet, op dysplastische heupontwikkeling (DDH) door middel van echo of röntgenonderzoek, ongeacht de bevindingen bij lichamelijk onderzoek van de heupen. Volgens de geldende standaard wordt gescreend tussen de leeftijd van drie tot vijf maanden.
Randvoorwaarden (Organisatie van de zorg) Welke aspecten zijn randvoorwaardelijk voor het verlenen van zorg aan patiënten met klompvoet?
Verwijs zwangeren bij een prenatale verdenking op klompvoeten naar een gespecialiseerd lid van een klompvoetbehandelcentrum.
4
Consulteer bij pasgeborenen met verdenking op een klompvoet de lokale orthopedisch chirurg, bij voorkeur op de eerstvolgende werkdag na de geboorte. Draag als lokale orthopedisch chirurg zorg voor consultatie in een centrum voor klompvoetbehandeling bij verdenking op een klompvoet, bij voorkeur binnen 48 uur en niet later dan één week na de geboorte. De orthopedisch chirurg van het klompvoetbehandelteam is hoofdbehandelaar en als zodanig verantwoordelijk voor het stellen van de diagnose en het in gang zetten van de juiste behandeling. Laat redressiegipsen uitsluitend aanleggen door daartoe opgeleide behandelaars die lid zijn van het klompvoetbehandelteam. Laat een brace uitsluitend aanleggen door één van de leden van het klompvoetbehandelteam die daarvoor ook aanspreekpunt is. Houd na de primaire behandeling contact met de ouders: de eerste zes weken wekelijks, dan drie weken na de tenotomie, twee weken na start brace en dan na drie en zes maanden. Vervolgens met afnemende frequentie gedurende de hele groeifase. Hierbij wordt aandacht besteed aan: - problemen rond gebruik van brace: mate van correctie, pasvorm, huidproblemen en therapietrouw; - loopontwikkeling. Zet bij de primaire* behandeling van klompvoeten geen kinderfysiotherapie in. *Primaire behandeling is gedefinieerd als gipsredressies, percutane tenotomie en bracebehandeling in het eerste levensjaar. Voer primaire klompvoetbehandeling uitsluitend uit in daartoe geschikt geachte centra met een klompvoetbehandelteam. Een klompvoetbehandelteam bestaat uit minimaal 2 gespecialiseerde orthopedische chirurgen, twee gipsverbandmeesters en zo nodig een instrumentmaker. Alle leden zijn geschoold in de Ponseti behandeling. Doordat jaarlijks meerdere kinderen worden behandeld is het mogelijk een infrastructuur te behouden waarin deze behandeling gestroomlijnd verloopt.
Centra voor klompvoetbehandeling worden door de NOV getoetst aan de hand van de criteria zoals geformuleerd in de richtlijn. De NOV maakt het resultaat van de toetsing bekend aan de Nederlandse Vereniging voor Klompvoetjes. Tevens wordt dit gepubliceerd op de NOV websites. 1 Januari 2015 zijn de resultaten van de toetsing bekend.
5
Voer primaire klompvoetbehandeling uitsluitend uit in daartoe aangewezen centra. Voer uitgebreidere operatieve ingrepen van het voetskelet uitsluitend uit in daartoe aangewezen centra. Voer de nazorg van primaire behandeling van klompvoeten uitsluitend uit in een centrum voor klompvoetbehandeling. Een klompvoet behandelend orthopedisch chirurg dient aan een centrum voor klompvoetbehandeling verbonden te zijn en is adequaat opgeleid en bijgeschoold. Verwijs ouders naar een website met informatie over klompvoet. Een website voor klompvoet(behandeling) beschikt minimaal over de volgende informatie: - informatie over de aard van de afwijking; - informatie over de behandeling en de te verwachten resultaten; - lijst van de aanwezige behandelcentra met eventueel links; - informatie over de patiëntenvereniging; - links naar andere sites met relevante informatie en adressen. Breng een prenataal consult bij de verdenking op klompvoet administratief onder bij de verzekering van de moeder.
6
Samenstelling van de werkgroep
Drs. A.T. Besselaar, orthopedisch chirurg, Nederlandse Orthopaedische Vereniging, voorzitter Drs. M.M.E.H. Witbreuk, orthopedisch chirurg, Nederlandse Orthopaedische Vereniging Dr. A.V.C.M. Zeegers, orthopedisch chirurg, Nederlandse Orthopaedische Vereniging Dr. R.J.B. Sakkers, orthopedisch chirurg, Nederlandse Orthopaedische Vereniging Drs. H.A. Schuppers, orthopedisch chirurg, Nederlandse Orthopaedische Vereniging Dr. J. Visser, orthopedisch chirurg, Nederlandse Orthopaedische Vereniging R.A. Boekestijn, voorzitter en penningmeester Nederlandse Vereniging Klompvoetjes Drs. S.D. Margés, bestuurslid Nederlandse Vereniging Klompvoetjes
Met ondersteuning van: Dr. K.N.J. Burger, medisch bioloog en epidemioloog, adviseur van het Kennisinstituut van Medisch Specialisten Drs. M. Wessels, literatuurspecialist van het Kennisinstituut van Medisch Specialisten
Met dank aan: S.K. Josso, secretaresse van het Kennisinstituut van Medisch Specialisten
7
Inhoudsopgave Samenvatting van de aanbevelingen .........................................................................................3 Hoofdstuk 1 Methodiek richtlijnontwikkeling ...................................................................10 Hoofdstuk 2 Algemene inleiding........................................................................................15 Hoofdstuk 3 Diagnostiek van klompvoet ...........................................................................20 3.1 Hoe dient de diagnose klompvoet te worden gesteld? ...........................................21 3.2 Hoe dient de ernst van klompvoet te worden geclassificeerd? ...............................22 Hoofdstuk 4 Behandeling van Klompvoet .........................................................................24 4.1 Ponseti versus posteromediale release (PMR) (á la carte) ......................................25 4.2 Ponseti versus Kite....................................................................................................33 4.3 Klassieke Ponseti versus modificaties van Ponseti (versnelde Ponsetibehandeling) 35 4.4 Klassieke Ponseti met gipsredressies versus redressies met kunststof gips ............36 4.5 Vergelijking tussen de klassieke Ponsetinabehandeling met Denis Brown orthese versus enkel-/voetorthesen.................................................................................................37 4.6 Welke resultaten mag een patiënt redelijkerwijs verwachten na klompvoetbehandeling? ......................................................................................................38 4.7 Welke meetmethode is bruikbaar om de lange termijn resultaten van de Ponsetibehandeling te bepalen? .........................................................................................38 Hoofdstuk 5 Patiëntgerelateerde prognostische factoren voor behandelsucces .............46 5.1 Wat is het belang van de ernst van de klompvoet voor het behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? .............................................................................................47 5.2 Wat is het belang van therapietrouw met betrekking tot het dragen van een abductiebrace voor behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? .............................49 5.3 Wat is het belang van overige patiënt gerelateerde factoren voor het behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? ..............................................................51 Hoofdstuk 6 Klompvoet en dysplastische heupontwikkeling ............................................56 Hoofdstuk 7 Randvoorwaarden (Organisatie van de zorg) ...............................................60 7.1 Wat is de optimale procedure voor door- en terugverwijzen? ................................60 7.2 Hoe dienen de verantwoordelijkheden rond de zorg te worden verdeeld?............61 7.3 Hoe kan optimale ketensamenwerking en nazorg worden gegarandeerd? ............62 7.4 Hoe dient de zorg landelijk te worden georganiseerd (centralisatie en specialisatie)?.......................................................................................................................63 7.5. Hoe moet behandeling van aanverwante ziektebeelden worden georganiseerd? .64 7.6. Aan welke kwalificaties dienen klompvoetbehandelende orthopeden te voldoen? 64 7.7 Hoe moet voorlichting aan- en communicatie met ouders/verzorgers worden vormgegeven? .....................................................................................................................65 7.8 Hoe dient een consult met ouders voor een nog niet geboren kind met klompvoet te worden vergoed?.............................................................................................................65 Hoofdstuk 8 Indicatoren ....................................................................................................67 Hoofdstuk 9 Kennislacunes ................................................................................................73 Bijlage 1 Belangenverklaring ...............................................................................................75 8
Bijlage 2 Bijlage 3 Bijlage 4 Bijlage 5 Bijlage 6 Bijlage 7
9
Lijst met afkortingen .............................................................................................77 Enquete NVK 2012 ................................................................................................78 Klompvoetdebat 10 juni 2011 NVK, verslag .........................................................89 Methodologische checklijsten ..............................................................................96 Evidence-tabellen ...............................................................................................100 Zoekfilter patiëntenperspectief ..........................................................................177
Hoofdstuk 1
Methodiek richtlijnontwikkeling
AGREE Deze richtlijn is opgesteld conform de eisen volgens het rapport Medisch Specialistische Richtlijnen 2.0 van de adviescommissie Richtlijnen van de Raad Kwaliteit (www.kwaliteitskoepel.nl). Dit rapport is gebaseerd op het AGREE II instrument (Appraisal of Guidelines for Research & Evaluation II) (www.agreecollaboration.org) dat een internationaal breed geaccepteerd instrument is en op ‘richtlijnen voor richtlijn’ voor de beoordeling van de kwaliteit van richtlijnen (www.cvz.nl).
Werkgroep Voor het ontwikkelen van de richtlijn is in 2011 een werkgroep ingesteld, bestaande uit kinderorthopaedisch chirurgen die betrokken zijn bij de zorg voor patiënten met klompvoet (zie hiervoor de samenstelling van de werkgroep). De werkgroepleden zijn door hun beroepsvereniging gemandateerd voor deelname. Daarnaast maakten twee vertegenwoordigers van de patiëntenvereniging (Nederlandse Vereniging Klompvoetjes; NVK) deel uit van de werkgroep. De werkgroep werkte gedurende twee jaar aan de totstandkoming van de richtlijn. De werkgroep is verantwoordelijk voor de integrale tekst van deze richtlijn.
Belangenverklaring De werkgroepleden hebben schriftelijk verklaard of ze in de laatste vijf jaar een (financieel ondersteunde) betrekking onderhielden met commerciële bedrijven, organisaties of instellingen die in verband staan met het onderwerp van de richtlijn. Tevens is navraag gedaan naar persoonlijke financiële belangen, belangen door persoonlijke relaties, belangen door middel van reputatiemanagement, belangen vanwege extern gefinancierd onderzoek en belangen door kennisvalorisatie. De belangenverklaringen zijn op te vragen bij het secretariaat van het Kennisinstituut van Medisch Specialisten, een overzicht vindt u in bijlage 1.
Knelpuntenanalyse Tijdens de voorbereidende fase inventariseerden de voorzitter van de werkgroep en de adviseur de knelpunten. Tevens zijn er knelpunten aangedragen door kinderorthopeden, de werkgroep Kinderorthopedie van de Nederlandse Orthopeadische Vereniging (NOV), gipsverbandmeesters, orthopedisch instrumentmakers, kinderfysiotherapeuten, orthopedisch schoentechnici, de Nederlandse Patiënten en Consumenten Federatie (NPCF) en patiëntvertegenwoordigers van de NVK via een invitational conference georganiseerd door de NVK. Een verslag is terug te vinden in bijlage 4.
10
Patiëntenparticipatie Er werd aandacht besteed aan het patiëntenperspectief door een afvaardiging van de patiëntenvereniging in de werkgroep en een door de patiëntenvereniging uitgevoerde enquête onder haar leden. Een verslag van de enquête is besproken in de werkgroep en de belangrijkste knelpunten zijn verwerkt in de richtlijn. Het verslag is terug te vinden in bijlage 4. Ook is er in de oriënterende fase gezocht naar literatuur vanuit patiëntenperspectief, hierbij is gebruik gemaakt van een gestandardiseerd zoekfilter (bijlage 7).
Uitgangsvragen en uitkomstmaten Op basis van de uitkomsten van de knelpuntenanalyse zijn door de voorzitter en de adviseur concept-uitgangsvragen opgesteld. Deze zijn met de werkgroep besproken waarna de werkgroep de definitieve uitgangsvragen heeft vastgesteld. Vervolgens inventariseerde de werkgroep per uitgangsvraag welke uitkomstmaten voor de patiënt relevant zijn, waarbij zowel naar gewenste als ongewenste effecten werd gekeken. De werkgroep waardeerde deze uitkomstmaten als cruciaal, belangrijk of onbelangrijk. Tevens definieerde de werkgroep, voor zover mogelijk, wat zij voor een bepaalde uitkomstmaat een klinisch relevant verschil vond, dat wil zeggen wanneer de verbetering in uitkomst een verbetering voor de patiënt is.
Strategie voor zoeken en selecteren van literatuur Er werd eerst oriënterend gezocht naar bestaande buitenlandse richtlijnen in Medline (OVID) en in de databases van Guidelines International Network,Trip en van het National guideline clearinghouse (USA), en naar systematische reviews via Medline (OVID). Vervolgens werd voor de afzonderlijke uitgangsvragen aan de hand van specifieke zoektermen gezocht naar gepubliceerde wetenschappelijke studies in (verschillende) elektronische databases. Tevens werd aanvullend gezocht naar studies aan de hand van de literatuurlijsten van de geselecteerde artikelen. In eerste instantie werd gezocht naar studies met de hoogste mate van bewijs. De werkgroepleden selecteerden de via de zoekactie gevonden artikelen op basis van op voorhand opgestelde selectiecriteria. De geselecteerde artikelen werden gebruikt om de uitgangsvraag te beantwoorden. De databases waarin is gezocht, de zoekactie of gebruikte trefwoorden van de zoekactie en de gehanteerde selectiecriteria zijn te vinden in het hoofdstuk van desbetreffende uitgangsvraag.
Kwaliteitsbeoordeling individuele studies Individuele studies werden systematisch beoordeeld, op basis van op voorhand opgestelde methodologische kwaliteitscriteria, om zo het risico op vertekende studieresultaten (bias) te kunnen inschatten. Deze beoordelingen kunt u vinden in de methodologische checklijsten.
11
Samenvatten van de literatuur De relevante onderzoeksgegevens van alle geselecteerde artikelen werden overzichtelijk weergegeven in evidencetabellen. De belangrijkste bevindingen uit de literatuur werden beschreven in de samenvatting van de literatuur.
Beoordelen van de kracht van het wetenschappelijke bewijs A) voor interventievragen: de kracht van het wetenschappelijke bewijs werd bepaald volgens de GRADE-methode. GRADE staat voor ‘Grading Recommendations Assessment, Development and Evaluation’ (http://www.gradeworkinggroup.org/) (Atkins et al., 2004); B) voor vragen over de waarde van diagnostische tests, schade of bijwerkingen, etiologie en prognose: bij dit type vraagstelling kan GRADE (nog) niet gebruikt worden. De bewijskracht van de conclusie is bepaald volgens de EBRO-methode (Van Everdingen et al., 2004).
Formuleren van de conclusies Voor vragen over de waarde van diagnostische tests, schade of bijwerkingen, etiologie en prognose, is het wetenschappelijke bewijs samengevat in een of meerdere conclusies waarbij het niveau van het meest relevante bewijs is weergegeven. Bij interventievragen verwijst de conclusie niet naar één of meer artikelen, maar wordt getrokken op basis van alle studies samen (body of evidence). Hierbij maakten de werkgroepleden de balans op van elke interventie. Bij het opmaken van de balans werden de gunstige en ongunstige effecten voor de patiënt afgewogen.
Overwegingen Voor een aanbeveling zijn naast het wetenschappelijke bewijs ook andere aspecten belangrijk, zoals de expertise van de werkgroepleden, patiëntenvoorkeuren, kosten, beschikbaarheid van voorzieningen of organisatorische zaken. Deze aspecten worden, voor zover niet wetenschappelijk onderzocht of geen onderdeel van de literatuursamenvatting, vermeld onder het kopje ‘Overwegingen’.
Formuleren van aanbevelingen De aanbevelingen geven een antwoord op de uitgangsvraag en zijn gebaseerd op het beschikbare wetenschappelijke bewijs en de belangrijkste overwegingen. De kracht van het wetenschappelijk bewijs en het gewicht dat door de werkgroep wordt toegekend aan de overwegingen, bepalen samen de sterkte van de aanbeveling. Conform de GRADEmethodiek sluit een lage bewijskracht van conclusies in de systematische literatuuranalyse een sterke aanbeveling niet uit, en zijn bij een hoge bewijskracht ook zwakke aanbevelingen mogelijk. De sterkte van de aanbeveling wordt altijd bepaald door weging van alle relevante argumenten tezamen. 12
Randvoorwaarden (Organisatie van zorg) In de knelpuntenanalyse en bij de ontwikkeling van de richtlijn is expliciet rekening gehouden met de organisatie van zorg: alle aspecten die randvoorwaardelijk zijn voor het verlenen van zorg, zoals coördinatie, communicatie, (financiële) middelen, menskracht en infrastructuur. Randvoorwaarden die relevant zijn voor het beantwoorden van een specifieke uitgangsvraag maken onderdeel uit van de overwegingen bij de bewuste uitgangsvraag. Meer algemene, overkoepelende of bijkomende aspecten van de organisatie van zorg worden behandeld in hoofdstuk 7.
Indicatorontwikkeling Gelijktijdig met het ontwikkelen van de conceptrichtlijn werden er interne kwaliteitsindicatoren ontwikkeld om het toepassen van de richtlijn in de praktijk te volgen en te versterken. Meer informatie over de methode van indicatorontwikkeling is op te vragen bij het secretariaat van OPK.
Kennislacunes Tijdens de ontwikkeling van deze richtlijn is systematisch gezocht naar onderzoek waarvan de resultaten bijdragen aan een antwoord op de uitgangsvragen. Bij elke uitgangsvraag is door de werkgroep nagegaan of er (aanvullend) wetenschappelijk onderzoek gewenst is. Een overzicht van aanbevelingen voor nader/vervolg onderzoek staat in hoofdstuk 9.
Commentaar- en autorisatiefase De conceptrichtlijn werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen voorgelegd voor commentaar. De commentaren werden verzameld en besproken met de werkgroep. Naar aanleiding van de commentaren werd de conceptrichtlijn aangepast en definitief vastgesteld door de werkgroep. De definitieve richtlijn werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen voorgelegd voor autorisatie en door hen geautoriseerd. De NOV autoriseerde de richtlijn op de ALV van 7 februari 2014.
Implementatie In de verschillende fasen van de richtlijnontwikkeling is rekening gehouden met de implementatie van de richtlijn en de praktische uitvoerbaarheid van de aanbevelingen. Daarbij is uitdrukkelijk gelet op factoren die de invoering van de richtlijn in de praktijk kunnen bevorderen of belemmeren. De richtlijn wordt digitaal verspreid onder alle relevante beroepsgroepen. Ook is de richtlijn te downloaden vanaf de website van de Kwaliteitskoepel: www.kwaliteitskoepel.nl.
13
Juridische betekenis van richtlijnen Richtlijnen zijn geen wettelijke voorschriften, maar bevatten op ‘evidence’ gebaseerde inzichten en aanbevelingen waaraan zorgverleners moeten voldoen om kwalitatief goede zorg te verlenen. Aangezien deze aanbevelingen hoofdzakelijk gebaseerd zijn op ‘algemeen bewijs voor optimale zorg voor de gemiddelde patiënt’, kunnen zorgverleners op basis van hun professionele autonomie zo nodig in individuele gevallen afwijken van de richtlijn. Afwijken van richtlijnen kan in bepaalde situaties zelfs noodzakelijk zijn. Wanneer van de richtlijn wordt afgeweken, dient dit – indien relevant – in overleg met de patiënt (ouder, wettelijk vergegenwoordiger) te gebeuren. Afwijkingen van de richtlijn dienen altijd beargumenteerd en gedocumenteerd te worden.
Herziening Uiterlijk in 2018 bepaalt het bestuur van de Nederlandse Orthopedische Vereniging of deze richtlijn nog actueel is. Zo nodig wordt een nieuwe werkgroep geïnstalleerd om de richtlijn te herzien. De geldigheid van de richtlijn komt eerder te vervallen indien nieuwe ontwikkelingen aanleiding zijn een herzieningstraject te starten. De Nederlandse Orthopedische Vereniging is als houder van deze richtlijn de eerstverantwoordelijke voor de actualiteit van deze richtlijn. De andere aan deze richtlijn deelnemende wetenschappelijk verenigingen of gebruikers van de richtlijn delen de verantwoordelijkheid en informeren de eerstverantwoordelijke over relevante ontwikkelingen binnen hun vakgebied.
Literatuurlijst Atkins, D., Best, D., Briss, P.A., Eccles, M., Falck-Ytter, Y., Flottorp, S., ..., GRADE Working Group. (2004). Grading quality of evidence and strength of recommendations. BMJ Jun; 19, 328(7454):1490. Everdingen, J.J.E. van, Burgers, J.S., Assendelft, W.J.J., Swinkels, J.A., Barneveld, T.A. van, Klundert, J.L.M. van de (2004). Evidence-based richtlijnontwikkeling. Bohn Stafleu Van Loghum.
14
Hoofdstuk 2
Algemene inleiding
Aanleiding voor het maken van de richtlijn De klompvoet (Talipes equinovarus) is een aangeboren afwijking van de stand van de voet die zich in Nederland 200 tot 300 keer per jaar voordoet (Hoogland, 1986). Er zijn geen precieze gegevens bekend met betrekking tot de incidentie van klompvoet in Nederland. In een studie uit Zweden (Wallander et al., 2006) wordt een incidentie van 1,4 (95% betrouwbaarheidsinterval, [1,2-1,6]) per 1000 geboortes genoemd. De meerderheid betrof jongens (72%), en in 46% van de gevallen kwam de klompvoet bilateraal voor. Bij een geboorteaantal van ongeveer 176.000 (gegevens CBS, 2012) zou de geëxtrapoleerde incidentie in Nederland tussen de 211 en 280 klompvoetpatiënten per jaar bedragen. Historisch gezien zijn er de afgelopen eeuwen diverse methodes geweest om klompvoeten te behandelen, waarbij redressiegipsen vaak een rol speelden. Beschrijving en behandeling van de klompvoet werden reeds door Hippocrates gedocumenteerd. Tot 1782 bestond de behandeling uitsluitend uit manipulaties en redressies. Na de introductie van de anesthesie in 1846 beleefde de behandeling van de klompvoet een nieuwe ontwikkeling door de invoering van ingrepen en redressies onder narcose. Tevens waren er diverse instrumenten en beugels om de voet in een andere stand te dwingen, alsmede vele vormen van aangepaste schoenen. In de laatste decades van de vorige eeuw zijn de operatieve interventies van een simpele Achillespeesdoorsnijding tot zeer complexe en uitgebreide posteromediale releases in opkomst gekomen in de overtuiging op deze wijze in een korte tijd alle verschillende aspecten van de deformiteiten van de klompvoet te kunnen corrigeren. In dit licht was een gipsperiode gevolgd door een posteromediale release de afgelopen decennia in Nederland de meest gepropageerde methode, echter lange termijn resultaten lieten relatief vaak een over- of ondergecorrigeerde voet zien, al dan niet met verstijving van de gewrichten. De speciale gipstechniek volgens Ponseti (1996) kwam daardoor opnieuw in de belangstelling te staan en waaide ca. tien jaar geleden uit de VS over de hele wereld uit en deed ook voorzichtig zijn intrede in Nederland. Dit leverde naast een professionele medisch inhoudelijke controverse ook onduidelijkheid op voor de ouders van kinderen met klompvoetjes. Er waren in Nederland, afhankelijk van het ziekenhuis waar men zich vervoegde, zeer verschillende behandelingsadviezen: variërend van een nagenoeg volledige gipsbehandeling, tot een volledige posteromediale release en daartussenin ook nog lokale modificaties. De patiëntenvereniging Nederlandse Vereniging Klompvoetjes (voorheen Vereniging Oudergroep Klompvoetjes) organiseerde in 2011 een bijeenkomst in Utrecht met vertegenwoordigers van onder andere ouders, patiënten, orthopeden en fysiotherapeuten. Daarbij werden de orthopedisch chirurgen gevraagd om in het belang van ouders en patiënten te komen tot een optimale zorg door middel van homogeniteit in de behandeling (eenduidig advies en eenduidige uitvoering van de behandeling). Daartoe zouden de verschillende behandelmethodes tegen het licht gehouden worden en vergeleken op grond van de tot nu toe bekende resultaten. Ook aspecten als centrering van klompvoetzorg op een beperkt aantal plaatsen en volumecriteria om expertise te handhaven, zouden daarbij 15
aan de orde kunnen komen. Voorlichting aan patiënten (ouders, verzorgers) zou geüniformeerd kunnen worden, hetgeen enerzijds houvast zou kunnen bieden aan ouders en anderzijds de therapietrouw zou kunnen verhogen. Het bestuur en enkele leden van de Werkgroep Kinderorthopedie van de NOV hebben daarop het initiatief genomen om tot een richtlijn te komen en dit bij het bestuur van de NOV onder de aandacht gebracht. De NOV heeft besloten dat er een algemeen belang bij gediend is om tot ontwikkeling van een volledige richtlijn voor de primaire behandeling van de aangeboren klompvoet te komen.
Doel van de richtlijn Het doel van de richtlijn is om te komen tot optimalisatie van de zorg rondom pasgeborenen met klompvoeten. Hierbij is het wenselijk om in Nederland te streven naar homogeniteit van deze zorg en een zoveel mogelijk eenduidig behandelingsadvies naar de ouders. Op basis van de richtlijn kan de patiëntenvoorlichting geüniformeerd worden, hetgeen houvast biedt voor de ouders en de patiëntenvereniging. Ook kan met de richtlijn in de hand wellicht overtuigender getracht worden de ouders tot therapietrouw te bewegen; uniformiteit in de wijze van behandeling zal ook door de richtlijn worden ondersteund. Afbakening van de richtlijn De richtlijn heeft betrekking op kinderen waarbij de diagnose congenitale idiopathische pes equinovarus adductus is gesteld voor de leeftijd van zes maanden, en die nog niet eerder zijn behandeld. De richtlijn is bedoeld om een handvat te bieden aan de behandelend orthopedisch chirurgen en aan de ouders van patiënten met klompvoeten. De richtlijn wil een uitspraak doen over de diagnostiek, behandeling, follow-up en organisatie van zorg, waarbij zoveel mogelijk basis gezocht zal worden in de beschikbare literatuur voor zover deze aan gedefinieerde kwaliteitscriteria voldoet en waar nodig aangevuld met expert opinies. De richtlijn beoogt een antwoord te geven op de volgende uitgangsvragen: - Wat is de optimale diagnostische methode om een klompvoet vast te stellen en te classificeren? - Wat is de optimale behandeling van de klompvoet? - Wat is het belang van patiëntgerelateerde prognostische factoren voor het behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? - Wat is de plaats voor systematische screening naar dysplastische heupontwikkeling bij kinderen met een idiopathische klompvoet? - Welke aspecten zijn randvoorwaardelijk voor het verlenen van zorg aan patiënten met klompvoet?
Beoogde gebruikers van de richtlijn Deze richtlijn is geschreven voor alle leden van de beroepsgroepen die betrokken zijn bij de zorg voor patiënten met klompvoeten. Hierbij wordt in eerste instantie geadresseerd aan (kinder-) orthopedisch chirurgen, maar ook aan kinderartsen, gynaecologen/verloskundigen 16
en huisartsen. Tevens kan de richtlijn gebruikt worden door de patiëntenvereniging om uniforme voorlichting mogelijk te maken
17
Definities en begrippen Klompvoet: de aangeboren klompvoet is een complexe driedimensionale deformiteit die bestaat uit vier componenten: equinus, varus, adductus en cavus. (Ponseti, 1996); Ponsetibehandeling: rond 1940 ontwikkeld door Ignacio Ponseti in Iowa, omdat hij op lange termijn veel stijfheid zag van de uitgebreide operatieve correcties. Gemiddeld doet men vijf tot zes gipsredressies waarbij met de talusneus als fulcrum successievelijk de cavus, adductus, varus en equinus gecorrigeerd worden in een bovenbeengips met 90 graden flexie in de knie. Nagenoeg altijd wordt daarna een percutane Achillespees tenotomie verricht om ongeforceerde dorsiflexie te verkrijgen, gevolgd door nog eens drie weken bovenbeengips. Hierna wordt een brace gegeven met 60 tot 70 graden abductie van de klompvoet (de normale voet bij de unilaterale klompvoet, wordt in 40 graden exorotatie gehouden), voor drie maanden dag en nacht, daarna tot het vierde levensjaar alleen ’s nachts voor de duur van 14 uur per dag (Ponseti); (Gemodificeerde) Turcomethode: na een periode van gipsredressies wordt operatief een posteromediale release uitgevoerd, te beginnen met de achterste structuren (Achillespees en achterste kapsels), waarna op geleide van de verkregen correctie á la carte verdere verlenging en release plaatsvindt van de tibialis posterior, teenflexoren en kapsels van de middenvoetsbeentjes (talo-naviculaire en soms talo-calcaneaire gewricht). De correctie kan gefixeerd worden door middel van K-draden en gips. De nabehandeling vindt plaats met brace of enkel-/voetorthese, soms tot het zesde levensjaar. Bij deze methode ziet men regelmatig over- en ondercorrecties, alsmede verstijving van de gewrichtskapsels (Turco, 1971); Kitemethode: deze methode werd in 1924 door J.H. Kite in Atlanta geïntroduceerd en bestaat uit gipsredressies met niet successievelijk maar gelijktijdig correctie van abductie, varus en spits met als fulcrum het calcaneocuboïdale gewricht. De redressies beslaan een langere periode, soms tot meer dan een jaar. Het principiële verschil met de Ponsetibehandeling is dat gepoogd wordt met een pronatie-dorsaalflexie beweging de correctie te bewerkstelligen terwijl met de Ponsetibehandeling de correctie met een suppinatie-exorotatie beweging wordt verricht. De correcties volgens de Kite methode worden meestal gevolgd door een operatieve release en nabehandeling volgt met braces (Kite, 1972); French functional method: deze methode werd rond 1970 ontwikkeld door Bensahel in Parijs en bestaat enerzijds uit dagelijkse manipulaties en anderzijds uit tijdelijke fixatie met tape tot ca. zes maanden. Daarna volgt een behandeling met een nachtbrace (Bensahel et al., 1990). Omdat deze behandeling alleen in Franstalige landen ingang vond, is het hier verder buiten beschouwing gelaten. Vergelijkende studies tussen Ponseti en de Franse methode wijzen in het voordeel van Ponseti (Richards et al., 2009).
Literatuurlijst Bensahel, H., Guillaume, A., Czukonyi, Z., & Desgrippes, Y. (1990). Results of physical therapy for idiopathic clubfoot: a long-term follow-up study. J Pediatr Orthop, 10, 189-92. Hoogland, T. (1986). De congenitale idiopathische klompvoet. Thesis, Rijksuniversiteit Groningen. Geraadpleegd via http://irs.ub.rug.nl/ppn/861504585. Kite, J.H. (1972). The classic: Principles involved in the treatment of congenital clubfeet by J.Hiram Kite, MD. Reprinted from J Bone Joint Surg, 21, 595-606, 1939. Clin Orthop Relat Res, 84, 4-8. Ponseti, I.V. (1996). Congenital clubfoot. Fundamentals of treatment. New York, Oxford University Press.
18
Richards, B.S., Faulks, S., Rathjen, K.E., Karol, L.A., Johnston, C.E., & Jones, S.A. (2008). A comparison of two nonoperative methods of idiopathic clubfoot correction: the Ponseti method and the French functional (physiotherapy) method. J Bone Joint Surg Am, 90, 2313-21. Turco, V.J. (1971). Surgical correction of the resistant clubfoot. One-stage posteromedial release with internal fixation: a preliminary report. J Bone Joint Surg Am, 53, 477-97. Wallander, H., Hovelius, L., & Michaelsson, K. (2006). Incidence of congenital clubfoot in Sweden. Acta Orthop, 77, 847-852.
19
Hoofdstuk 3
Diagnostiek van klompvoet
Uitgangsvraag: Wat is de optimale diagnostische methode om een klompvoet vast te stellen en te classificeren? De uitgangsvraag omvat twee deelvragen: 3.1 Hoe dient de diagnose klompvoet te worden gesteld? 3.2 Hoe dient de ernst van klompvoet te worden geclassificeerd?
Inleiding In orthopedische tekstboeken wordt de klompvoet gedefinieerd als een congenitale abnormaliteit van de voet met spitsstand, varus positie van de achtervoet en adductie en supinatie van de voorvoet (Hefti et al., 2007). Daarbij wordt geen uitspraak gedaan over de stugheid of de mate waarin de voet te redresseren is. Dit laat ruimte voor verschil in interpretatie bij het diagnosticeren van een klompvoet. Naast bovenstaande basale omschrijving zou met het gebruik van een uniforme classificatie een beter inzicht in de ernst van de klompvoet en de prognose van de behandeling mogelijk zijn. In de huidige praktijk in Nederland worden verschillende classificaties gebruikt om de ernst van de klompvoet bij een pasgeborene te beoordelen. Het gebruik van een uniforme classificatie bij het vaststellen van de ernst van de voetafwijking bij de pasgeborene kan belangrijk zijn voor de evaluatie van de klompvoet tijdens het traject van de behandeling en bij de beoordeling van een recidief van de klompvoet later in het vervolgtraject. Van een aantal klompvoet scoringssystemen, zoals de Piraniscore en de Diméglioscore, is bekend dat de gescoorde initiële ernst van de klompvoetafwijking ook enige informatie geeft over het te verwachten behandelpad en de prognose op langere termijn. Deze informatie kan door de behandelaar in de voorlichting naar de ouders gebruikt worden. Daarnaast speelt de classificatie van de klompvoet een belangrijke rol bij de informatie uitwisseling tussen zorgverleners. Naast bovengenoemde waarde van een scorings/classificatiesysteem bij behandeling en voorlichting, biedt een uniformering hiervan op landelijk niveau kansen ten aanzien van het verzamelen van gegevens over het succes van gebruikte behandelmethoden en gegevens over de incidentie en ernst van de klompvoet.
Samenvatting van de literatuur Er is geen systematische zoekactie uitgevoerd voor deze uitgangsvraag. Ter beantwoording van de uitgangsvraag werden kinderorthopedische standaardwerken nageslagen (Hefti; Simons, 1993; Herring, 2007) Voor een analyse van waarde van classificatiesystemen voor de ernst van klompvoet wordt verwezen naar Hoofdstuk 5. Uit deze systematische literatuuranalyse komt naar voren dat het aannemelijk is dat de ernst van de klompvoet, bepaald bij de pasgeborene voorafgaand aan de behandeling, een prognostische factor is 20
die medebepalend is voor het risico op een recidief van de klompvoetstand. De ernst van klompvoet, gemeten volgens de Diméglio- of Piraniscore, lijkt positief geassocieerd met het risico op een recidief van de klompvoetstand, maar onduidelijk is hoe groot de voorspellende waarde van de ernst van klompvoet is voor het risico op een recidief.
Overwegingen Na de geboorte van het kind zal voornamelijk op grond van het eerste lichamelijk onderzoek een verdenking worden geuit op het bestaan van een klompvoet. Daarop volgend zal een orthopedisch chirurg in consult gevraagd worden. Voor het stellen van de diagnose klompvoet heeft de orthopedisch chirurg de beschikking over het fysisch diagnostisch onderzoek, eventueel aangevuld met röntgenonderzoek.
3.1 Hoe dient de diagnose klompvoet te worden gesteld? Fysisch diagnostisch onderzoek Bij algemeen lichamelijk onderzoek zal de pasgeborene in zijn/haar geheel, maar ook specifiek aan de aangedane voet, onderzocht worden. Naast de vorm van de voet wordt ook de mate waarin de stand van de voet te redresseren is beoordeeld. Een klompvoet bestaat uit vier vormafwijkingen die niet volledig te redresseren zijn: er is sprake van een gefixeerde spits en varus in achtervoet en een beperkte eversie en abductie van de midden- en voorvoet. Naast deze standsafwijking van de voet zijn er vaak ook extra plooien in de voetzool, een andere vorm van de hiel, een geringere omvang van de kuitmusculatuur en verminderde activiteit van de peroneus spieren. Op grond van wat bij lichamelijk onderzoek gevonden wordt, kan de standsafwijking worden geclassificeerd. Ponseti et al., schrijven in hun artikel uit 2006 over de zogenaamde complexe klompvoet. De complexe klompvoet wordt omschreven als een voet met ernstige spitsstand, ernstige plantairflexie van alle metatarsalia, een diepe hielplooi boven de hiel en een volledige transverse plooi over de voetzool. Verder is er een korte grote teen die tevens in hyperextensie staat. De achillespees is extreem kort en is fibrotisch tot halverwege de kuit. Röntgendiagnostiek: De waarde van röntgenfoto’s ter beoordeling van de klompvoet is bij een pasgeborene beperkt. De voet van de pasgeborene bestaat voornamelijk uit kraakbeen en daardoor zijn de ossale structuren vaak nog niet zichtbaar op een röntgenfoto. Daarnaast maken de excentrisch gelokaliseerde ossificatiekernen de interpretatie van de röntgenfoto vaak lastig. In het verloop van de behandeling kan een röntgenfoto bij twijfel over de bereikte redressie aanvullende informatie geven. In dat geval dient een röntgenfoto in AP-richting en een laterale röntgenfoto in maximale dorsaal en maximale plantair flexie van de voet gemaakt te worden. Ponseti (2006b) adviseert alleen röntgenonderzoek bij twijfel over het behandelresultaat en bij een recidief als het kind elders al behandeld is. Simons gebruikt wel röntgenonderzoek om de ernst van klompvoet voor aanvang van de behandeling en tijdens de behandeling te beoordelen.
21
De werkgroep sluit zich aan bij de visie van Ponseti, dat röntgenonderzoek geen onderdeel uitmaakt van de primaire diagnostiek en slechts bij twijfel over de correctie van de voet is geïndiceerd.
3.2 Hoe dient de ernst van klompvoet te worden geclassificeerd? Momenteel wordt zowel in Nederland als wereldwijd nog geen uniform classificatie systeem voor de klompvoet gebruikt. Een klompvoet classificatie is een uniforme vastlegging van de belangrijkste karakteristieken van de klompvoet die bij de pasgeborene bij lichamelijk onderzoek worden geconstateerd. Classificatie zou het in principe mogelijk moeten maken, om een prognose te geven voor uitkomst van de behandeling en om de uitkomst van de behandeling te evalueren. Het scoringssysteem voor de klompvoet zou idealiter voldoen aan de onderstaande criteria: - het scoringssysteem is betrouwbaar en reproduceerbaar; - bevat aparte informatie over achtervoet, middenvoet en voorvoet; - geeft een indruk van de positie van de voet in drie dimensies in de ruimte; - geeft informatie over de mate van flexibiliteit dan wel stugheid van de voet; - heeft voorspellende waarde met betrekking tot het te verwachten behandelresultaat. In de literatuur zijn een aantal verschillende indelingen en scores beschreven waarmee een klompvoet geclassificeerd kan worden, zoals Pirani en Diméglio. Ondanks de vooruitgang die er gemaakt is in de behandeling van de klompvoet is er nog steeds geen uniform geaccepteerde methode om de initiële karakteristieken en ernst van de voetdeformiteit bij een pasgeborene te classificeren. Het ontbreken van een uniform classificatiesysteem voor de ernst van klompvoet bij de pasgeborene bemoeilijkt het vergelijken van verschillende behandelmethoden voor de klompvoet. Zo komt het voor dat de initiële ernst van de klompvoet van de pasgeborene niet wordt geclassificeerd en daardoor het verloop van de behandeling niet goed kan worden geëvalueerd. Van de verschillende classificaties die voor de klompvoet zijn ontwikkeld, is er niet één die aan alle bovengenoemde voorwaarden van het ideale classificatiesysteem voldoet. In de literatuur worden twee goed bruikbare systemen beschreven die wereldwijd worden toegepast. Dit zijn de Piraniclassificatie en de Diméglioclassificatie (Wainwright et al., 2002). Tussen beide classificaties wordt geen groot verschil in betrouwbaarheid en reproduceerbaarheid beschreven. Het Diméglioscoringssysteem heeft in het onderzoek van Wainwright de grootste betrouwbaarheid. Omdat niet één systeem universeel wordt gebruikt en er geen duidelijke evidence-based keuze gemaakt kan worden, wordt vooralsnog door de werkgroep aanbevolen beide classificaties te gebruiken. De administratielast is gering, zeker bij gebruik van standaard (digitale) formulieren. De werkgroep Kinderorthopaedie (WKO) zal de benodigde formulieren beschikbaar stellen aan haar leden. Het parallel gebruik van beide systemen vergt slechts een kleine extra tijdsinvestering en garandeert universele vergelijkbaarheid van de gegevens. Aanbevolen 22
wordt deze beide scores in ieder geval bij het eerste onderzoek van de voet bij de pasgeborene te gebruiken. Aanbevelingen Stel de diagnose Klompvoet met behulp van lichamelijk onderzoek. Maak bij patiënten met klompvoeten niet standaard röntgenfoto’s, maar uitsluitend bij twijfel over de voetcorrectie of bij een recidief. Gebruik voor het classificeren van de ernst van klompvoeten zowel het classificatiesysteem volgens Diméglio, als het classificatiesysteem volgens Pirani. Gebruik beide classificatiesystemen in ieder geval bij het vaststellen van de initiële ernst van de klompvoet bij een pasgeborene voorafgaand aan behandeling.
Literatuurlijst Hefti, F., Brunner, R., Hasler, C., & Jundt, G. (2007). Pediatric Orthopedics in Practice. New York: Springer Verlag. Herring, J.A. (2007). Tachdjian's Pediatric Orthopaedics. Philidelphia: Saunders/Elsevier, 4th ed. Ponseti, I.V., Zhivkov, M., Davis, N., Sinclair, M., Dobbs, M.B., & Morcuende, J.A. (2006). Treatment of the complex idiopathic clubfoot. Clin Orthop Relat Res., 451, 171-176. Simons, G.W. (1993). The clubfoot. New York: Springer Verlag, 88-102. Wainwright, A.M., Auld, T., Benson, M.K., & Theologis, T.N. (2002). The classification of congenital talipes Equinovarus. J Bone Joint Surg Br, 84-B, 1020-4.
23
Hoofdstuk 4
Behandeling van Klompvoet
Uitgangsvraag: Wat is de optimale behandeling van klompvoet?
Inleiding Het definiëren van de beste behandeling bij de idiopathische klompvoet noopt tot het omschrijven van het belangrijk(st)e behandelresultaat. Doel van de behandeling is een pijnloze voet, met een neutrale varus-valgus as en minimaal 0 graden dorsaalflexie welke te schoeien is in confectieschoeisel en functioneert zonder beperkingen in de activiteiten van het dagelijks leven (ADL). Aanvankelijk zal er gekeken worden naar een goede functie op kinderleeftijd waarbij het kind zich zonder voetproblemen kan ontwikkelen, maar het uitblijven van stands- en degeneratieve afwijkingen op volwassen leeftijd is minstens even belangrijk. Aandacht voor een instrument dat zorgt voor het meten van resultaat bij een langere follow-up lijkt hierbij logisch. Vast staat dat de behandeling naast het genoemde behandeldoel, een reproduceerbaar resultaat moet hebben. Hoewel de kosteneffectiviteit initieel geen groot item lijkt, omdat de behandelingen relatief weinig kosten met zich meebrengen, is het voorkomen van blijvende invaliditeit uiteraard wel een factor van importantie, ook op kostenterrein. De tot nu toe meest gebruikte behandelingen zijn de methode volgens Kite, de posteromediale release en de Ponsetibehandeling. De chirurgische behandeling kent meerdere varianten. Deze worden hier samengevat als posteromediale release. De uitgangsvraag omvat de volgende deelvragen: 4.1 Heeft de klompvoetbehandeling volgens Ponseti de voorkeur boven de posteromediale (PM)-release? 4.2 Heeft de klompvoetbehandeling volgens Ponseti de voorkeur boven de behandeling volgens Kite? 4.3 Verdient de versnelde Ponsetibehandeling, als modificatie van de klassieke Ponsetibehandeling, de voorkeur? 4.4 Heeft binnen de Ponsetibehandeling het gebruik van kunststof gips de voorkeur boven het gebruik van Plaster of Paris? 4.5 Zijn er alternatieve nabehandelingen te prefereren boven de standaard nabehandeling met een Denis Brown-achtige (voetabductie) brace binnen de Ponsetibehandeling? 4.6 Welke resultaten mag een patiënt redelijkerwijs verwachten na klompvoetbehandeling? 4.7 Welke meetmethode is bruikbaar om de lange termijn resultaten van de Ponsetibehandeling te bepalen? Zoeken en selecteren van literatuur In de databases Medline, Embase en Cochrane is met relevante zoektermen gezocht vanaf 1990 naar RCT’s, systematische reviews en zowel vergelijkend als niet-vergelijkend observationeel onderzoek (cohortstudies en case series) waarin gipsredressie en 24
chirurgische methodes ter behandeling van klompvoet worden toegepast. De zoekstrategie is weergegeven in de tabel in bijlage 2. De literatuurzoekactie leverde 381 treffers op. Studies die voldeden aan de volgende selectiecriteria zijn opgenomen in de samenvatting van de literatuur: - behandeling van overwegend jonge kinderen (jonger dan zes maanden) met congenitale idiopathische klompvoet, origineel vergelijkend onderzoek (deelvraag 4.1 tot 4.5) of origineel niet-vergelijkend onderzoek met een minimale omvang van twintig patiënten en een minimale follow-up van één jaar (alleen bij deelvraag 4.1); - behandeling volgens de klassieke Ponsetibehandeling of door middel van een posteromediale release (deelvraag 4.1), vergelijking van behandeling volgens Ponseti met behandeling volgens Kite (deelvraag 4.2), vergelijking van de klassieke Ponsetibehandeling met variaties op de klassieke Ponsetibehandeling (deelvragen 4.3 en 4.4), vergelijking van nabehandelingen volgend op Ponseti of posteromediale release (deelvraag 4.5); - met zowel korte als lange termijn en zowel functionele als niet-functionele uitkomstmaten. Aan de literatuurselectie is één sleutelpublicatie toegevoegd; een Cochrane review verschenen na de zoekactie (Gray et al., 2012). De werkgroep benoemde de volgende uitkomstmaten als kritisch: voetfunctie op jonge leeftijd, stands- en degeneratieafwijkingen op volwassen leeftijd, voetfunctie en kwaliteit van leven op volwassen leeftijd. Als belangrijke uitkomstmaten werden benoemd: voetcorrectie na behandeling, het optreden van recidieven, het optreden van complicaties, patiënt- en oudertevredenheid en kosteneffectiviteit. Voor deelvraag 4.6 is geen aparte systematische search verricht, bij beantwoording is gebruik gemaakt van de zoekresultaten van deelvraag 4.1 tot 4.5. Voor deelvraag 4.7 is geen systematische zoekactie uitgevoerd.
4.1 Ponseti versus posteromediale release (PMR) (á la carte) Een vijftal vergelijkende studies voldeed aan de inclusiecriteria. Daarnaast werden zestien niet-vergelijkende studies geïncludeerd, vijf cohortstudies naar de middellange en lange termijn resultaten van de Ponsetibehandeling en elf cohortstudies naar de middellange en lange termijn resultaten van behandeling door middel van een PMR of variaties daarop (PMR ‘á la carte’). De studiekarakteristieken staan vermeld in de evidence-tabel (zie bijlage 7). Vergelijkende studies zijn beoordeeld op studiekwaliteit, waarbij RCT’s en observationele studies afzonderlijk zijn beoordeeld (zie bijlagen). De Cochrane review (Gray) hanteert zeer stringente inclusiecriteria, includeert één RCT (Zwick et al., 2009) en analyseert één uitkomstmaat (Piraniscores voor voetcorrectie). De vergelijking die wordt gemaakt betreft echter niet voetcorrectie na Ponsetibehandeling versus voetcorrectie na posteromediale release, maar voetcorrectie na Ponsetibehandeling versus voetcorrectie na afloop van het eerste deel van de ‘traditionele’ behandeling, de manipulaties en gipsredressies die aan PMR voorafgingen. De Cochrane review (Gray) geeft dus geen antwoord op deze deelvraag en is daarom voor deze deelvraag geëxcludeerd. Vergelijkende studies 25
Onder de vijf vergelijkende studies bevinden zich twee RCT’s (Adegbehingbe et al., 2010; Zwick). De studie van Adegbehingbe (Adegbehingbe, 2010), uitgevoerd in een Nigeriaans universitair opleidingsziekenhuis, randomiseert 105 klompvoetpatiënten naar een Ponseti(n=55) en een niet-Ponsetigroep die standaardbehandeling onderging (n=50). Ondanks randomisatie is er een verschil in leeftijdsverdeling tussen de behandelgroepen: in de Ponsetigroep is 67% jonger dan zes maanden, in de controlegroep 50% (p<0.02). De behandeling in de niet-Ponsetigroep wordt slechts beperkt beschreven als bestaande uit routinematige voetmanipulaties en niet-operatieve procedures (Robert Jones strapping, Denis Brown splints, Kite). Patiënten werden gevolgd met een follow-up duur tussen drie en 120 maanden na de laatste behandeling. In de Ponsetigroep was, afgezien van een kleine ingreep (achillespees tenotomie bij 48% patiënten), uitgebreid operatief ingrijpen niet nodig. Wel was er bij 5.5% een latere hernieuwde Achillespees tenotomie nodig. In de controlegroep was daarentegen bij 17 patiënten (34%) een uitgebreide voetoperatie (anterior tibialis tendon transfer, posterior capsulotomie of triple arthrodese) noodzakelijk (p<0,0005). Voetcorrectie werd beoordeeld met behulp van de Diméglio-Bensahel score en een succesvolle behandeling gedefinieerd als een score kleiner of gelijk aan zes. Volgens deze definitie was er bij alle patiënten in de Ponsetigroep, maar bij slechts 58% van de patiënten in de controlegroep, sprake van een succesvolle behandeling (p<0,0005). Ondanks de korte studieperiode was er bij 26 patiënten (48%) uit de controlegroep sprake van een recidiverende klompvoet, tegen twee patiënten (3,6%) uit de Ponsetigroep (p<0,0005). Bij de beoordeling van de resultaten van deze studie dient wel rekening gehouden te worden met de setting (Nigeria) die sterk afwijkt van de Nederlandse situatie en met ernstige beperkingen in de studieopzet. Ondanks randomisatie is er een onverklaarbaar groot verschil tussen de behandelgroepen in leeftijdsopbouw en lengte van de follow-up. De lengte van follow-up is zeer kort en er worden geen functionele uitkomstmaten bepaald. Een tweede RCT (Zwick) is uitgevoerd in een universitair ziekenhuis in Australië. De studie werd gestopt vanwege een vermeend beter resultaat van de Ponsetibehandeling en includeert daarom maar negentien patiënten. Negen patiënten (twaalf klompvoeten) werden toegewezen aan de standaard Ponsetibehandeling inclusief percutane Achillespees tenotomie en bracing (Tibax bar, GloboPed schoenen). De overige tien patiënten (zestien klompvoeten) werden behandeld met wekelijkse gipsredressies tot een leeftijd van zes tot acht maanden, gevolgd door PMR en bracing (knie-/enkel-/voetorthese). Aan het einde van de studie (studieduur: 3,5 jaar; range: 3,3 tot 3,8 jaar) werden voetfunctie, gezondheidsstatus en voetcorrectie bepaald. De voetfunctie bepaald met het Functional Rating System (FRS) van Laaveg en Ponseti was significant beter na Ponsetibehandeling. Dit gold voor de subscores voor passieve dorsiflexie en inversie-eversie en voor de totaalscore (totaal FRS score van 94,5 versus 84 in respectievelijk de Ponseti- en PMR-groep; p=0.002). De gezondheidsstatus van het kind, bepaald door de ouders met het Pediatric Outcomes Data Collection Instrument (PODCI), was vergelijkbaar tussen de behandelgroepen en er werden ook geen statistisch relevante verschillen gemeten in voetcorrectie (Piraniscores en geselecteerde hoeken op standaard röntgenopnamen). Bij de beoordeling van de resultaten van deze studie moet rekening gehouden worden met het geringe aantal deelnemers en twee patiënten uit de Ponsetigroep die, op verzoek van de ouders, niet volgens protocol werden behandeld. De brace-nabehandeling kende in de studie een duur van slechts 24 maanden dat de kortst genoemde periode is als beschreven in originele 26
Ponsetiprotocollering (bracewear gedurende twee tot vier jaar). De enkel-/voetorthose in de niet-Ponsetigroep werd gedragen tot de leeftijd van 36 maanden. Er worden functionele uitkomstmaten bepaald, maar ook voor deze studie geldt dat de lengte van follow-up kort is. In drie cohortstudies wordt een vergelijking gemaakt tussen Ponseti en PMR (Church et al., 2012; Halanski et al., 2010; Clarke et al., 2011). De meest recente cohortstudie (Church) is een Noord-Amerikaanse retrospectieve studie waarin klompvoetpatiënten worden geïncludeerd afkomstig van twee verschillende behandellocaties, een locatie waar behandeld wordt volgens Ponseti en een locatie waar de PMR wordt toegepast. De followup duur bedroeg tenminste vijf jaar en aan het einde van de studie was de gemiddelde leeftijd in de Ponsetigroep 6,3 jaar (n=22) en in de PMR groep 9,2 jaar (n=26). Voetfunctie is bepaald met uitgebreide gangbeeldanalyses en kinematische metingen en daarnaast zijn voetcorrectie (Diméglio score), kwaliteit van leven (PODCI; Activities Scale for Kids [ASK]; Clubfoot Disease specific Instrument [DSI]) en het voorkomen van recidiverende klompvoet (met noodzaak tot operatie) geanalyseerd. De resultaten laten minder recidiverende klompvoet met noodzaak tot operatie zien in de Ponsetigroep (9% versus 33% in de PMR groep; p<0,05). Bij de drie patiënten in de Ponsetigroep waarbij operatief ingrijpen noodzakelijk was vanwege een recidief, was slechts een beperkte chirurgische ingreep nodig, twee patiënten ondergingen een m. Tibialis anterior transpositie en één patiënt een Achillespeesverlenging. In de PMR groep ondergingen daarentegen 11 van de 14 patiënten met een recidief zogenaamde uitgebreide chirurgische ingrepen (open gewrichtsoperaties en/of osteotomieën). De Ponsetigroep heeft een beter gangbeeld (meeste parameters, p<0,05), een betere voetcorrectie (Diméglio score; p<0,001)) en een betere levenskwaliteit (PODCI, ASK, DSI; p<0.05). Bij de beoordeling van deze studie moet rekening gehouden worden met het feit dat de interventies niet plaatsvonden op dezelfde behandellocatie, mede hierdoor zijn de patiëntgroepen niet geheel vergelijkbaar en is er een aanzienlijk verschil in leeftijdsopbouw tussen de twee behandelgroepen. Er worden functionele uitkomstmaten bepaald, maar de lengte van follow-up is maximaal 6,3 jaar wat de auteurs middellange termijn noemen. In een Nieuw-Zeelandse studie (Halanski, 2010) werd aan ouders (verzorgers) uitvoerige informatie verstrekt over de Ponsetibehandeling en behandeling door middel van PMR, waarna de ouders zelfstandig de behandelwijze kozen of kozen voor randomisatie. Omdat slechts negen families toestemming gaven voor een gerandomiseerde toekenning van de behandeling, werden alle data gecombineerd tot een prospectieve cohortstudie. De studie vergelijkt behandeling volgens Ponseti (n=26 patiënten) met postero mediale release ( n=29) en gebruikt recidiverende klompvoet als uitkomstmaat. Onderscheid wordt gemaakt tussen een mild recidief waarbij alleen extra-articulaire chirurgie (verlenging van de Achillespees) noodzakelijk is en een ernstig recidief met noodzaak tot intra-articulaire chirurgie. De initiële percutane achillespees tenotomie uitgevoerd in het kader van de Ponsetibehandeling (bij 95% van de patiënten) werd hierbij buiten beschouwing gelaten. Tijdens een gemiddelde follow-up duur van 3,7 jaar, traden er in de Ponsetigroep meer recidieven op, maar dit was statistisch niet significant (46% versus 28%; p=0,17). Het merendeel van de recidieven in de Ponsetigroep betrof milde recidieven, terwijl in de PMRgroep met name ernstige recidieven optraden en deze verschillen waren statistisch 27
significant: 35% versus 6,9% (milde recidieven; p=0.03) en 12% versus 24% (ernstige recidieven; p=0.03). Bij één patiënt (3,8%) uit de Ponsetigroep en acht patiënten (27,6%) uit de PMR-groep was na chirurgische behandeling van een recidief, een vervolgoperatie (revisiechirurgie) noodzakelijk (p=0,03). Postoperatieve complicaties waren zeldzaam en kwamen in beide behandelgroepen bij twee patiënten voor. Bij de beoordeling van deze studie moet rekening gehouden worden met het feit dat er geen functionele uitkomstmaten werden bepaald en de studieduur kort is. Verder noemen de auteurs de compliance van de nabehandeling in de Ponsetigroep zelf al ‘poor’ waarbij al een modificatie is aangebracht naar bracebehandeling gedurende één jaar (advies Ponsetiprotocol twee tot vier jaar). Tot slot wordt de re-operatie als faalcriterium gehanteerd waarbij andere parameters (röntgenopnamen, lichamelijk onderzoek, gangbeeldanalyse etc) niet worden benoemd als zodanig. Tot slot wordt in een Engelse retrospectieve cohortstudie (Clarke) het optreden van recidieven vergeleken bij klompvoetpatiënten behandeld volgens Ponseti in de periode 2002 tot 2004 (n=50) en klompvoetpatiënten behandeld met een PMR in hetzelfde centrum in de periode 1988 tot 1995 (n=68; Uglow en Clarke, 2000). Een recidief wordt gedefinieerd op grond van de noodzaak tot herhaling van de gipsredressie of hernieuwd chirurgisch ingrijpen. De initiële percutane achillespees tenotomie uitgevoerd in het kader van de Ponsetibehandeling (bij 85% van de patiënten) werd hierbij buiten beschouwing gelaten. De ernst van de klompvoetafwijkingen (Diméglio classificatie) was vergelijkbaar tussen de twee cohorts. De lengte van de follow-up varieerde van twee en een half jaar in de Ponsetigroep tot zeven jaar in de PMR-groep. De resultaten laten een vergelijkbare incidentie zien van een recidief tussen Ponseti- en PMR-behandeling (32% versus 31% van de klompvoeten; statistisch niet significant). Ook bij een subgroepanalyse op basis van de ernst van de afwijking op baseline werden geen statistisch significante verschillen waargenomen tussen de behandelgroepen. Hierbij is het belangrijk aan te tekenen dat bij een recidief in de Ponsetigroep een herhaalde gipsredressie of herhaalde achillespees tenotomie meestal volstond. Bij recidieven in de PMR-groep was meer uitgebreid operatief ingrijpen noodzakelijk. Verder is sprake van een trend naar meer recidieven in zeer ernstige klompvoeten (Diméglio graad-4) behandeld met een PMR: 17 van de 26 Diméglio graad-4 klompvoeten behandeld met een PMR (65%), versus 6 van de 17 Diméglio graad-4 klompvoeten behandeld met Ponseti (35%; p=0,053). Bij de beoordeling van deze studie moet rekening gehouden worden met het feit dat er geen functionele uitkomstmaten werden bepaald en de studieduur gering is met een aanzienlijk verschil in studieduur tussen de twee behandelgroepen. Daarnaast geldt voor alle drie vergelijkende cohortstudies dat er geen correctie is uitgevoerd voor een mogelijk verschil tussen de behandelgroepen in therapietrouw met betrekking tot het gebruik van braces. Het dragen van braces is een cruciale factor in de preventie van recidieven en daarom essentieel voor een succesvolle behandeling (zie hoofdstuk 4).
Niet-vergelijkende studies met de behandeling volgens Ponseti Naast bovenstaande vergelijkende studies, werden zestien niet-vergelijkende studies geïncludeerd, vijf cohortstudies naar de middellange (zes tot tien jaar) en lange (>10 jaar) termijn resultaten van de Ponsetibehandeling en elf cohortstudies naar de middellange en 28
lange termijn resultaten van behandeling door middel van PMR of variaties daar op (PMR ‘á la carte’). Vier van de vijf cohortstudies naar Ponsetibehandeling rapporteren alleen middellange termijn resultaten (Bor et al., 2009; Changulani et al., 2006; Ponseti et al., 2006; Morcuende et al., 2004). In de retrospectieve cohortstudie van Bor werden 74 klompvoetpatiënten behandeld volgens Ponseti, de gemiddelde follow-up bedroeg 6,3 jaar. Afgezien van een kleine ingreep (tibialis anterior pees transpositie) was er bij minder dan 11% van de patiënten een noodzaak voor meer omvangrijke chirurgische vervolgbehandeling (posterior release of posteromediale release) en werd het behandelsucces bepaald op 89%. In een tweede retrospectieve cohortstudie (Changulani) werden 66 klompvoetpatiënten behandeld volgens Ponseti met een gemiddelde follow-up van 1,5 jaar. Bij 32% van de patiënten trad een recidief op dat vaak kon worden gecorrigeerd door herhaalde gipsredressies. Bij de helft van de recidiverende klompvoeten (16% van de patiënten) was een PMR noodzakelijk en het behandelsucces wordt hiermee bepaald op 84%. Een derde retrospectieve cohortstudie (Ponseti, 2006) includeert alleen patiënten met ernstige klompvoeten (zogenaamde ‘complex clubfoot’; n=50). Na Ponsetibehandeling en tijdens een follow-up duur van gemiddeld 20 maanden, is er bij 14% van de patiënten sprake van een recidief en bij 4% treedt een tweede recidief op. In alle gevallen volstaat een vervolgbehandeling met gipsredressies en eventueel (bij 6% van de patiënten) een tweede achillespees tenotomie. De studie van Morcuende (2004) is een grote retrospectieve cohortstudie (157 patiënten) met een gemiddelde follow-up duur van 20 maanden. In 98% van de patiënten resulteerde behandeling volgens Ponseti in een adequate correctie van de klompvoet. Een recidief trad op bij 11% van de patiënten, bij slechts 2,5% was een uitgebreide chirurgische ingreep (posterior release of PMR) noodzakelijk. Bij 8% van de patiënten traden milde behandelcomplicaties op als gevolg van de gipsredressies in de vorm van erythema, lichte zwelling van de tenen of afglijden van het gips. In één van de geïncludeerde cohortstudies worden lange termijn resultaten gerapporteerd (Cooper et al., 1995). De studie van Cooper en Dietz is uniek vanwege de zeer lange followup van gemiddeld 34 jaar (range: 25 tot 42 jaar) en analyses van voetfunctie en kwaliteit van leven bij volwassen klompvoetpatiënten. Als keerzijde van de zeer lange follow-up wordt deze retrospectieve cohortstudie ook gekenmerkt door een hoog verlies in de follow-up (62%). De resterende 45 patiënten oorspronkelijk behandeld volgens Ponseti tussen 1950 en 1967, worden vergeleken met een groep van 97 gezonde controlepersonen zonder klompvoeten. Met behulp van een vragenlijst naar pijn en voetfunctie bij dagelijkse activiteiten (modified Laaveg-Ponseti scale) werd de voetfunctie beoordeeld als uitstekend (geen beperkingen in dagelijks leven, nooit pijnlijk), goed (af en toe beperkingen in dagelijks leven, alleen pijnlijk bij grote inspanning) of slecht (beperkingen in dagelijks leven of pijnlijk bij activiteiten in dagelijks leven). Op grond van deze indeling was er geen significant verschil in voetfunctie tussen de Ponsetigroep en de controlepersonen zonder klompvoeten: 62% versus 63% scoort excellent, 16% versus 22% scoort goed en 22% versus 15% scoort slecht (Ponseti versus controle; alle verschillen statistisch niet significant). Daarmee had 78% van de Ponseti behandelde klompvoetpatiënten een goede tot 29
uitstekende voetfunctie, in vergelijking tot 85% van de controlepersonen in dezelfde leeftijdscategorie. Tot slot is belangrijk te vermelden dat bij deze volwassen klompvoetpatiënten weliswaar regelmatig milde residuele afwijkingen zichtbaar waren aan de behandelde voet, maar dit leidde slechts tot minimale degeneratieve afwijkingen. Niet-vergelijkende studies naar behandeling met PMR á la carte Een elftal cohortstudies werd geïncludeerd naar de middellange en lange termijn resultaten van behandeling door middel van PMR of variaties daarop (PMR ‘a la carte’). Zeven van de elf cohortstudies naar PMR behandeling rapporteren middellange termijn resultaten (Schlegel et al., 2010; Templeton et al., 2006; Papavasiliou et al., 2004; Uglow et al., 2000; Blakeslee et al., 1995; Esser, 1994; Cohen-Sobel et al., 1993). In een retrospectieve cohortstudie (Schlegel) met een gemiddelde follow-up duur van 8,2 jaar (n=46), worden voetfunctie en kwaliteit van leven bepaald bij klompvoetpatiënten behandeld met een PMR (; n=46). Een groot deel van de patiënten (48%) had revisiechirurgie ondergaan vanwege een recidief. De voetfunctie van de klompvoet wordt vergeleken met de voetfunctie van de gezonde voet bij de unilaterale klompvoetpatiënten (26% van de patiënten). Passieve bewegelijkheid (plantairflexie en dorsaalflexie) en kracht van de voet (dorsaalflexie) zijn beduidend lager bij de klompvoet dan bij de gezonde voet (p<0,01). Bij evaluatie van de klompvoeten met de Laaveg-Ponsetiscore voor voetfunctie, scoort 3% slecht, 6% redelijk, 46% goed en 46% uitstekend. In een Canadese retrospectieve cohortstudie (Templeton) wordt de voetfunctie van 63 klompvoetpatiënten geanalyseerd na een gemiddelde follow-up duur van 6,7 jaar (50% loss to follow-up). 19% Van de patiënten had aanvullende chirurgie of revisiechirurgie ondergaan. De voetfunctie bepaald met het Foot Rating System (Atar et al., 1992) classificeert 5% van de klompvoeten als slecht, 25% matig, 37% goed en 33% uitstekend. Een Griekse retrospectieve cohortstudie (Papavasiliou) onderzoekt klompvoetpatiënten vijf tot elf jaar na de initiële operatie, een modificatie op eerdere PMR-technieken. De patiëntenpopulatie (n=134) is slecht gedefinieerd, bestaande uit patiënten ‘waarbij conservatieve behandeling is mislukt’ en resultaten worden alleen globaal beschreven. Een klein deel (4,5%) van de patiënten had revisiechirurgie ondergaan vanwege een recidief, twee patiënten (1,5%) ontwikkelden een platvoet. De passieve bewegelijkheid van de voet wordt getypeerd als enigszins gelimiteerd (statistisch niet significant) en er worden bewegingsrestricties waargenomen van het enkelgewricht (waarde tussen 0,3 tot 0,5 maal de normale waarde). Een Engelse retrospectieve cohortstudie (Uglow) analyseert de voetcorrectie van met een PMR behandelde klompvoetpatiënten na een gemiddelde follow-up duur van 5,7 jaar. De klompvoeten werden ingedeeld op grond van de ernst van de afwijking (Diméglio score) voorafgaand aan de initiële operatie (PMR): mild (graad-2=27%), matig (graad-3=49%) en ernstig (graad-4=24%). Het aantal patiënten dat vervolgoperaties onderging varieerde afhankelijk van de ernst van de voetafwijking (p=0,001): initieel mild (0%; geen vervolgoperaties), initieel matig (20% vervolgoperaties) en initieel ernstig (65% vervolgoperaties). Aan het einde van de follow-up werd per baseline categorie het succes van de voetcorrectie bepaald, opnieuw aan de hand van de Diméglio scores: initieel mild (96% graad-1, 4% graad-2), initieel matig (56% graad-1, 22% graad-2, 22% graad-3) en initieel ernstig (17% graad-1, 22% graad-2, 26% graad-3, 35% graad-4). Deze data 30
suggereren een verband tussen de ernst van de te behandelen klompvoet, de noodzaak tot vervolgoperaties en het behandelsucces. Hierbij moet wel worden aangetekend dat de beschreven associaties niet zijn gecorrigeerd voor mogelijke confounders. In een Noord-Amerikaanse retrospectieve cohortstudie (Blakeslee) wordt de voetfunctie geanalyseerd van klompvoetpatiënten, gemiddeld 5,6 jaar na de initiële operatie (PMR). De studie maakt gebruik van het Clubfoot functional rating system (Magone et al., 1989) en classificeert de voetfunctie bij 17% van de patiënten als slecht, 13% redelijk, 24% goed en 46% uitstekend. De retrospectieve cohortstudie van Esser betreft 124 klompvoetpatiënten uit West-Samoa. De follow-up duur varieerde tussen twee en meer dan tien jaar; de helft van de patiënten werd geopereerd in het eerste levensjaar. De initiële operatie betrof een variatie op de klassieke PMR waarbij de mediale wond werd opengelaten. De voetfunctie werd beoordeeld op gangbeeld, passieve beweeglijkheid en residuele deformaties: 1% werd beoordeeld als slecht, 9% redelijk, 10% goed en 80% uitstekend. De retrospectieve cohortstudie van Cohen-Sobel analyseert voetfunctie bij 44 klompvoetpatiënten, gemiddeld 6,9 jaar na de initiële ingreep (PMR). De voetfunctie werd beoordeeld met een modificatie op het Foot Rating System van Atar. Ruim 89% van de patiënten kon blootsvoets lopen, rennen en springen en meer dan 80% werd niet beperkt in fysieke activiteiten en kon elke schoen dragen. Ruim de helft (57%) was pijnvrij en 36% had onregelmatige of milde pijn. Een viertal studies rapporteert lange termijn resultaten van een PMR behandeling (Graf et al., 2010; Van Gelder et al., 2010; Edmondson et al., 2007; Dobbs et al., 2006). In de retrospectieve studie van Graf worden looppatroon, voetfunctie en kwaliteit van leven, vergeleken tussen gezonde controlepersonen en 24 patiënten oorspronkelijk behandeld voor klompvoet met een PMR in de periode 1983-1987. De gemiddelde followup duur van de klompvoetpatiënten bedraagt 20 jaar (loss to follow-up, 54%). Wandelsnelheid en sterkte van de voet (plantairflexie, dorsiflexie, inversie en eversie, uitgedrukt in Nm/kg) zijn beduidend lager bij de volwassen klompvoetpatiënten dan bij gezonde leeftijdsgenoten (p<0,001). Dit geldt ook voor voetfunctie en kwaliteit van leven beoordeeld met behulp van de Foot Function Index (FFI), SF36-vragenlijst, American Orthopedic Foot and Ankle Score (AOFAS), Disease Specific Index (DSI), Turco score en de International Clubfoot Study Group (ICFSG) scores. De SF36-scores voor fysiek functioneren, lichamelijke pijn en algemene gezondheid bij de klompvoetpatiënten waren 87,5 (versus 100 in de controlegroep), 56,5 (versus 100) en 77,0 (versus 87; alle p-waardes lager dan 0,001). Alle klompvoetpatiënten rapporteerden tenminste milde pijn, het merendeel van de patiënten gaf aan dat persistente pijnklachten begonnen na hun twintigste levensjaar. Bij evaluatie van de klompvoeten met ICFSG of Turco, scoort 0 tot 2% slecht, 19 tot 38% redelijk, 49 tot 65% goed en 14 tot 16% uitstekend. Een Nederlandse studie met een vergelijkbare opzet maar langere follow-up van gemiddeld 16 jaar (Van Gelder) rapporteert aanzienlijk slechtere Laaveg-Ponseti scores: bij de overwegend laatadolescente klompvoetpatiënten (n=38) is de voetfunctie bij 15% slecht, 25% redelijk, 32% goed en 28% uitstekend. In deze studie had 9% van de patiënten revisiechirurgie ondergaan vanwege een recidief en 12% aanvullende chirurgie ter correctie van residuele deformiteit. In vergelijking met de gezonde voet van de unilaterale klompvoetpatiënten is de passieve bewegelijkheid significant afgenomen, het aantal graden 31
dorsaalflexie met 31% (p=0,009) en het aantal graden pro-supinatie met 24% (p=0,025). Ook is er sprake van meer voortgeschreden arthrose in de klompvoeten (p<0,001). Een Engelse retrospectieve cohortstudie (Edmondson) analyseert eveneens laatadolescente klompvoetpatiënten (gemiddelde follow-up duur 17 jaar; n=26). Een groot deel van de patiënten (45%) had aanvullende chirurgie of revisiechirurgie ondergaan. De LaavegPonsetiscores voor voetfunctie waren bij 10% slecht, 11% redelijk, 52% goed en 27% uitstekend. Opvallend in deze studie is dat de helft van de patiënten bij de initiële ingreep (PMR) jonger was dan drie maanden. De Noord-Amerikaanse retrospectieve cohortstudie van Dobbs is, naast de eerdergenoemde studie van Graf, de enige studie uitgevoerd bij volwassen klompvoetpatiënten (gemiddelde follow-up duur 28 jaar; n=45). Het overgrote deel van de patiënten (87%) had aanvullende chirurgie of revisiechirurgie ondergaan, meestal tijdens adolescentie of jongvolwassenheid. De Laaveg-Ponsetiscores voor voetfunctie waren bij 47% slecht, 20% redelijk, 33% goed en 0% uitstekend. Bij gebruik van een aangepast LaavegPonseti scoringssysteem (‘modified Laaveg-Ponseti’) scoort 73% matig-tot-slecht, 22% goed en 4% uitstekend. Deze scores zijn lager dan de scores gerapporteerd bij patiënten behandeld volgens Ponseti, in een studie met vergelijkbaar lange follow-up (Cooper: gemiddelde follow-up duur 34 jaar) 22% matig-tot-slecht, 16% goed en 62% uitstekend. Klinisch onderzoek geeft aan dat een groot deel van de patiënten een afwijkend looppatroon heeft (42%), of niet op de tenen (42%) of hielen (47%) kan lopen. Matige tot ernstige arthrose was vrijwel afwezig in de gezonde voeten van de unilaterale klompvoetpatiënten, maar veelvuldig aanwezig in de klompvoet (p <0.0004). Bewijskracht Bij beoordelen van de studies volgens GRADE is de bewijskracht laag voor effecten van klompvoetbehandeling (Ponseti versus PMR) op voetcorrectie na behandeling (belangrijke uitkomstmaat), voetfunctie op jonge leeftijd (kritische uitkomstmaat) en het optreden van recidieven (belangrijke uitkomstmaat). De bewijskracht van de twee RCT's (Adegbehingbe; Zwick) is met twee punten verlaagd vanwege ernstige beperkingen in studiekwaliteit (gebrekkige blindering, onacceptabele loss to follow-up, vroegtijdig stoppen van een RCT) en imprecisie (geringe studieomvang). Daarnaast zag de werkgroep geen aanleiding om de bewijskracht van de vergelijkende cohortstudies te verhogen. Bij beoordelen van de studies volgens GRADE is de bewijskracht zeer laag voor effecten van klompvoetbehandeling (Ponseti versus PMR) op stands- en degeneratieafwijkingen op volwassen leeftijd (kritische uitkomstmaat), op voetfunctie en kwaliteit van leven op volwassen leeftijd (kritische uitkomstmaat) en op patiënt- en oudertevredenheid (belangrijke uitkomstmaten). Deze uitkomstmaten zijn tot op heden alleen bepaald in nietvergelijkende cohortstudies en met wisselende en over het algemeen onvoldoende gevalideerde meetinstrumenten. Hierdoor is de vergelijking tussen Ponseti en PMR indirect en de bewijskracht (per definitie) zeer laag. Kwaliteit van leven en patiënt- en/of oudertevredenheid maken meestal deel uit van de beoordelingssystemen voor voetfunctie en zijn niet apart geanalyseerd en beoordeeld.
32
Door een gebrek aan relevante gegevens in de geïncludeerde studies was er geen conclusie mogelijk ten aanzien van het optreden van complicaties en kosteneffectiviteit (belangrijke uitkomstmaten). Conclusies LAAG GRADE
LAAG GRADE
De Ponsetibehandeling is tenminste even effectief als een posteromediale release (PMR) in het primair corrigeren van idiopathische klompvoeten Bronnen (Adegbehingbe et al., 2010; Zwick et al., 2009; Church et al., 2012; Halanski et al., 2010; Clarke et al., 2011) De Ponsetibehandeling leidt tot een betere beweeglijkheid en stand van de enkel en voet op kinderleeftijd vergeleken met een PMR. Bronnen (Zwick et al., 2009; Church et al., 2012) De Ponsetibehandeling gaat minder vaak gepaard met het optreden van een ernstig recidief dan wanneer behandeld is met behulp van een PMR.
LAAG GRADE
Een ernstig recidief is hier gedefinieerd als een recidief met noodzaak tot intraarticulaire chirurgie (capsulair of benig). Bronnen (Adegbehingbe et al., 2010; Church et al., 2012; Halanski et al., 2010; Clarke et al., 2011)
ZEER LAAG GRADE
De Ponsetibehandeling leidt tot een betere beweeglijkheid en stand van de enkel en voet en kwaliteit van leven op volwassen leeftijd dan wanneer de klompvoet chirurgisch behandeld is met een PMR Bronnen (Cooper et al., 1995; Graf et al., 2010; Van Gelder et al., 2010; Edmondson et al., 2007; Dobbs et al., 2006)
4.2 Ponseti versus Kite Een viertal vergelijkende studies werd geïncludeerd; drie RCT’s en één cohortstudie. De Cochrane review (Gray) includeert dezelfde drie RCT’s (Rijal et al., 2010; Sanghvi et al., 2009; Sud et al., 2008) en analyseert Piraniscores voor voetcorrectie van één RCT (Rijal). De RCT van Rijal uitgevoerd in een Nepalees ziekenhuis, randomiseert 60 klompvoeten naar een standaard Ponsetibehandeling (n=26 patiënten; 30 klompvoeten) of behandeling volgens Kite (n=24 patiënten; 30 klompvoeten). Door de randomisatie op klompvoet in plaats van patiënt, ontstaan drie subgroepen die afzonderlijk zijn geanalyseerd: (1) patiënten met bilaterale klompvoet waarbij één voet volgens Ponseti en één voet volgens Kite wordt behandeld (n=12 patiënten; 24 klompvoeten); 33
(2) patiënten met bilaterale klompvoet waarbij beide voeten zijn behandeld volgens Ponseti (n=vier patiënten; acht klompvoeten) of Kite (n=zes patiënten; twaalf klompvoeten); (3) patiënten met unilaterale klompvoet behandeld volgens Ponseti (n=tien patiënten; tien klompvoeten) of Kite (n=zes patiënten; zesklompvoeten). Een Achillespees tenotomie werd toegepast op indicatie van de behandelend arts en maakte deel uit van beide interventies (96% van de klompvoeten behandeld volgens Ponseti; niet gerapporteerd voor de groep behandeld volgens Kite). Piraniscores voor voetcorrectie werden bepaald tien weken na het starten van de behandeling. Binnen alle drie de subgroepen was er sprake van een statistisch significant verschil in de gemiddelde Piraniscore (Gray; mean difference; MD [95% betrouwbaarheidsinterval]) in het voordeel van de Ponsetibehandeling: subgroep-1 (MD= -1,16 [-1,35; -0,97]), subgroep-2 (MD= -1,24 [1,81; -0,67]) en subgroep-3 (MD= -0,86 [-1,52; -0,20]). Bij de beoordeling van de resultaten van deze studie dient wel rekening gehouden te worden met de setting (Nepal) die sterk afwijkt van de Nederlandse situatie en met ernstige beperkingen in de studieopzet (lage aantal patiënten per subgroep). De lengte van follow-up is zeer kort en er worden geen functionele uitkomstmaten bepaald. Een tweede RCT (Sanghvi), uitgevoerd in India, randomiseert een gelijk aantal klompvoetpatiënten (n=21) naar Ponseti of Kite en analyseert de voetfunctie na een gemiddelde follow-up duur van 36 maanden. De voetfunctie werd bepaald met het Foot Rating System (Atar) en een behandeling als succesvol getypeerd bij tenminste matige voetfunctie (FRS score >60). De studie laat geen statistisch significant verschil zien in behandelsucces tussen Ponseti (87%) en Kite (79%; p=0,66). Een derde RCT (Sud), eveneens uitgevoerd in India, vergelijkt Ponseti (n=23) met Kite (n=22) en bepaalt het behandelsucces na een gemiddelde follow-up duur van 26 maanden. Een succesvolle behandeling wordt gedefinieerd als een behandeling waarbij correctie van de voet wordt bereikt binnen het eerste levensjaar, dit ter beoordeling van de behandelend arts. Op grond van deze subjectieve beoordeling is er sprake van een groter behandelsucces in de Ponsetigroep (92%) dan in de Kitegroep (68%; p<0,05). Tot slot worden in een retrospectieve cohortstudie (Segev et al., 2005) de behandelresultaten geanalyseerd voor en na introductie van de Ponsetibehandeling in een Israëlisch kinderziekenhuis. Deze studie laat een opmerkelijk groot verschil zien in incidentie van ernstige recidieven tussen het Ponseticohort (6%) en het Kitecohort (57%). Hierbij dient wel te worden opgemerkt dat de follow-up duur in het Kitecohort (55 maanden) aanzienlijk langer was dat de follow-up duur in het Ponseticohort (29 maanden). Bewijskracht Bij beoordelen van de studies volgens GRADE is de bewijskracht laag voor effecten van klompvoetbehandeling (Ponseti versus Kite) op voetcorrectie na behandeling (belangrijke uitkomstmaat). De bewijskracht is met twee punten verlaagd vanwege ernstige beperkingen in studiekwaliteit (onduidelijkheden omtrent blindering van randomisatie) en imprecisie (één enkele studie van geringe omvang). De bewijskracht voor effecten op voetfunctie is zo laag dat geen conclusie mogelijk is. Door een gebrek aan relevante gegevens in de 34
geïncludeerde studies is er ook geen conclusie mogelijk ten aanzien van de overige uitkomstmaten. Conclusies LAAG GRADE
De Ponsetibehandeling is effectiever in het primair corrigeren van idiopathische klompvoeten dan de Kitemethode. Bronnen (Rijal et al., 2010)
4.3 Klassieke Ponseti versus modificaties van Ponseti (versnelde Ponsetibehandeling) Een tweetal vergelijkende studies werd geïncludeerd; één RCT en één cohortstudie die de klassieke Ponsetibehandeling vergelijken met een Ponsetibehandeling waarin sequentiële gipsredressies sneller op elkaar volgen (‘accelerated Ponseti’). De Cochrane review (Gray) includeert dezelfde RCT (Harnett et al., 2011) en analyseert Piraniscores voor voetcorrectie. De RCT van Harnett, uitgevoerd in een ziekenhuis in Malawi, randomiseert 40 klompvoeten naar een standaard Ponsetibehandeling (n=21 patiënten) of versnelde Ponsetibehandeling (n=19). Bij de versnelde behandeling worden gipsredressies driemaal per week gewisseld in plaats van de standaardfrequentie van eenmaal per week. Een Achillespees tenotomie maakte deel uit van beide interventies (respectievelijk 52% en 79% van de patiënten in de Ponseti- en versnelde Ponsetigroep). Piraniscores voor voetcorrectie werden bepaald na de laatste gipsredressie voorafgaand aan een eventuele Achillespees tenotomie (42 dagen en 16 dagen na start van respectievelijk de Ponseti- en versnelde Ponsetibehandeling) en na zes maanden follow-up. Het verschil in de gemiddelde Piraniscore na gipsbehandeling (Gray) bedroeg 0,31 [-0,40; 1,02] en was statistisch niet significant. Ook na zes maanden follow-up was de Piraniscore in de Ponsetigroep (0,5 [0,0; 1,0]; mediaan [IQR]) statistisch niet significant verschillend van de Piraniscore in de versnelde Ponsetigroep (0,0 [0,5; 1,0]; p=0,63). In de Noord-Amerikaanse retrospectieve cohortstudie (Morcuende et al., 2005) wordt de incidentie van recidieven vergeleken tussen standaard Ponseti (n=111) en versnelde Ponseti (n=108). Bij de versnelde behandeling werden gipsredressies na vijf dagen gewisseld in plaats van na zeven dagen. Een Achillespees tenotomie maakte deel uit van beide interventies (respectievelijk 81% en 85% van de patiënten in de Ponseti- en versnelde Ponsetigroep). Een recidief werd gedefinieerd als het optreden van een component van de klompvoet deformiteit, zoals cavus, adductus, varus of equinus. De incidentie van recidieven was statistisch significant hoger in het Ponseticohort (22,5%) dan in het versnelde Ponseticohort (10,2%; p=0,01), maar in een subgroepanalyse verschilde de incidentie van recidieven niet onder patiënten die de bracing voorschriften hadden nageleefd (op basis van zelfrapportage door de familie; respectievelijk 7% en 8% recidieven in de Ponseti- en versnelde Ponseticohorts). Bij de beoordeling van deze resultaten dient wel rekening gehouden worden met het feit dat de behandelgroepen niet volledig vergelijkbaar waren op baseline en dat de lengte van follow-up niet wordt gespecificeerd.
35
Bewijskracht Bij beoordelen van de studies volgens GRADE is de bewijskracht matig voor effecten van klompvoetbehandeling (Ponseti versus versnelde Ponseti) op voetcorrectie na behandeling (belangrijke uitkomstmaat). De bewijskracht is met één punt verlaagd vanwege imprecisie (één enkele studie van geringe omvang). Door een gebrek aan relevante gegevens in de geïncludeerde studies is er geen conclusie mogelijk ten aanzien van de overige uitkomstmaten. Conclusie MATIG
Het versnellen van de standaard Ponsetibehandeling (accelerated Ponseti) heeft een met de standaard Ponsetibehandeling vergelijkbare effectiviteit in het primair corrigeren van idiopathische klompvoeten.
GRADE Bronnen (Harnett et al., 2011)
4.4 Klassieke Ponseti met gipsredressies versus redressies met kunststof gips Eén studie werd geïncludeerd (Pittner et al., 2008), een RCT waarin de klassieke Ponsetibehandeling van sequentiële gipsredressies wordt vergeleken met een variatie op Ponseti waarin kunststofredressies worden gebruikt. De Cochrane review (Gray) includeert dezelfde RCT en analyseert Diméglio scores voor voetcorrectie. De RCT van Pittner, uitgevoerd in een Noord-Amerikaans ziekenhuis, randomiseert klompvoetpatiënten naar een standaard Ponsetibehandeling (n=18 patiënten) of Ponsetibehandeling met kunststof gipsredressies in plaats van de standaard Plaster of Paris (POP) gipsredressies (n=13). Een Achillespees tenotomie maakte deel uit van beide interventies (respectievelijk 87% en 88% van de patiënten). Diméglioscores voor voetcorrectie werden bepaald na de laatste gipsredressie voorafgaand aan een eventuele Achillespees tenotomie en waren statistisch significant en klinisch relevant in het voordeel van de standaard Ponsetigroep (gemiddelde Diméglioscore= 4,2 in de Ponseti gipsgroep versus 6,4 in de Ponseti kunststofgroep; p=0,04). Er bleken meer redressies nodig in de kunststofgroep, maar dit verschil was niet statistisch significant (aantal redressies = 5,2 in de Ponseti gipsgroep versus 6,1 in de Ponseti kunststofgroep; p=0,2). Lange termijn effecten werden niet onderzocht. Bewijskracht Bij beoordelen van de studies volgens GRADE is de bewijskracht laag voor effecten van klompvoetbehandeling (Ponsetibehandeling met Plaster of Paris gipsredressies versus de Ponsetibehandeling met redressies met behulp van kunststofgips) op voetcorrectie na behandeling (belangrijke uitkomstmaat). De bewijskracht is met twee punten verlaagd vanwege imprecisie (één enkele studie van geringe omvang) en ernstige tekortkomingen in studiekwaliteit (gebrekkige randomisatie en ontbreken blindering). Door een gebrek aan relevante gegevens in de geïncludeerde studies is er geen conclusie mogelijk ten aanzien van de overige uitkomstmaten.
36
Conclusie LAAG GRADE
De standaard klompvoetbehandeling volgens Ponseti met Plaster of Paris gipsredressies heeft een hogere effectiviteit dan dezelfde methode waarbij kunststofgips wordt gebruikt in het primair corrigeren van idiopathische klompvoeten. Bronnen (Pittner et al., 2008)
4.5 Vergelijking tussen de klassieke Ponsetinabehandeling met voetabductiebrace versus enkel-/voetorthesen De zoekactie leverde één studie op (Janicki et al., 2011), een cohortstudie waarin de waarde van een enkel-/voetorthese wordt vergeleken met die van de klassieke Denis Brown (voetabductie) brace. In deze Canadeese retrospectieve cohortstudie (Janicki) werd de kans op een recidief bepaald voor en na introductie van de Denis Brown brace bij patiënten behandeld met manipulaties en gipsredressies volgens de standaard Ponsetibehandeling. Het historische cohort was na voetcorrectie voorzien van enkel-/voetorthese (n=17), terwijl het recente cohort Denis Brown braces ontving (n=28 patiënten). De gemiddelde lengte van follow-up varieerde van 47 maanden (cohort met Denis Brown braces) tot 60 maanden (cohort met enkel-/voetorthese n) Een recidief werd gedefinieerd als een deformiteit met noodzaak tot hernieuwde gipsredressies en/of operatief ingrijpen. De studie laat een groot en statistisch significant verschil zien in incidentie van recidieven tussen het cohort met Denis Brown braces (31%) en het cohort met enkel-voet orthoses (83%; p<0,001). Na correctie voor een verschil in bilateraliteit tussen de behandelgroepen, was de kans op een recidief bij het gebruik van de enkel-voet orthoses 10,6 maal hoger dan bij gebruik van Denis Brown braces (odds ratio). Het verschil tussen de twee cohorts betreft de ernstige recidieven. Ernstige recidieven vereisen uitgebreide chirurgie waarbij intra-capsulair of benig moet worden geopereerd. Er bestaat een incidentie van 18% in het cohort met Denis Brown braces versus 77% in het cohort met enkel-voet orthoses (p<0,001). Bij de beoordeling van deze resultaten is wel belangrijk om te vermelden dat een verschil in incidentie van recidieven ook (deels) veroorzaakt kan zijn door een verschil in therapietrouw (bracing compliance), deze werd echter in deze studie niet gemeten. Bewijskracht Bij beoordelen van de studies volgens GRADE is de bewijskracht zeer laag voor effecten van klompvoetbehandeling (standaard Ponseti met voetabductiebrace versus Ponseti gevolgd door een enkel-/voetorthese) op het optreden van recidieven (belangrijke uitkomstmaat). De bewijskracht is met één punt verlaagd vanwege ernstige tekortkomingen in studiekwaliteit (geen correctie voor belangrijke potentiële confounders zoals therapietrouw). Door een gebrek aan relevante gegevens in de geïncludeerde studie is er geen conclusie mogelijk ten aanzien van de overige uitkomstmaten.
37
Conclusie
ZEER LAAG GRADE
Standaard Ponsetibehandeling met een voetabductiebrace heeft een grotere effectiviteit in het voorkomen van een ernstig recidief dan Ponsetibehandeling gevolgd door een enkel-/voetorthese. Een ernstig recidief is gedefinieerd als een recidief met noodzaak tot intraarticulaire chirurgie (kapsulair of benig). Bronnen (Janicki et al., 2011)
4.6 Welke resultaten mag een patiënt redelijkerwijs verwachten na klompvoetbehandeling? Voor deze deelvraag is geen aparte systematische search verricht, bij beantwoording is gebruik gemaakt van de zoekresultaten en literatuursamenvatting van deelvraag 4.1 tot 4.5.
4.7 Welke meetmethode is bruikbaar om de lange termijn resultaten van de Ponsetibehandeling te bepalen? Voor deze deelvraag is geen systematische zoekactie uitgevoerd.
Overwegingen Ponseti versus posteromediale release (PMR) (á la carte) In dit hoofdstuk wordt de vraag gesteld of een idiopathische, primaire klompvoet beter behandeld kan worden door middel van een PMR, al dan niet à la carte of door middel van de Ponsetibehandeling. Bij elke chirurgische behandeling dient men met lokale complicaties (wondinfecties, littekenweefsel) en algemene complicaties (negatieve effecten van anesthesie bijvoorbeeld) rekening te houden. Uiteraard geldt als een belangrijke ‘complicatie’ ook het recidief en de mate van ernst hiervan. Zonder in eerste instantie een uitspraak te doen over voorkeur van therapie, is bij gelijk resultaat een niet-chirurgische behandeling aan te bevelen vanwege bovengenoemde redenen. De patiënt verwacht een goede uitkomst met betrekking tot de voetdeformiteit, zoals eerder door de werkgroep omschreven: een plantigrade voetstand (neutrale varus-valgus as en minimaal 0 graden dorsaalflexie), pijnloos en schoeibaar in confectieschoeisel in combinatie met onbelemmerde activiteiten van het dagelijks leven (ADL). De beoordeelde studies naar de uitkomsten van de Ponsetibehandeling laten resultaten zien die tenminste even effectief zijn als de behandeling met een posteromediale release. Er is een betere voet mobiliteit en ook de kwaliteit van leven lijkt beter. Ook bij de Ponsetibehandeling zijn (beperkte) chirurgische interventies noodzakelijk. Belangrijk is echter dat de chirurgische interventies bij de Ponsetibehandeling extra38
articulair en extra-kapsulair plaatsvinden, dit in tegenstelling tot de ingrepen uitgevoerd bij een posteromediale release. Op de eerste plaats wordt in de Ponsetibehandeling bij vrijwel alle klompvoeten een (percutane) Achillespees tenotomie uitgevoerd. Uit veiligheidsoogpunt richting het heel jonge kind, heeft lokale anesthesie de voorkeur boven algehele anesthesie. De recente onzekerheid over schadelijke gevolgen na anesthesie bij jonge kinderen (De Graaff et al., 2013), ondersteunt deze keuze. Ook gezien vanuit kosteneffectiviteit wordt de Achillespees tenotomie bij voorkeur onder lokale verdoving uitgevoerd. Incidenteel kan er een peestranspositie van de m. Tibialis anterior worden uitgevoerd, echter niet voordat het kind twee en een half jaar oud is (Ponseti, 1996). Vanuit de behandelaar bezien is er een groot verschil tussen de behandelingsvormen. Bij de chirurgischebehandeling vindt er meestal eerst een gipsbehandeling plaats, na enkele maanden wordt de operatie uitgevoerd. De gebruikelijke postoperatieve controles vinden plaats waarna de controlefrequentie sterk afneemt. Bij de Ponsetibehandeling vindt gedurende de gipsbehandeling een wekelijks patiëntencontact plaats. Dit brengt zowel voor de behandelaar als patiënt en ouder of verzorger een aanzienlijke tijdbelasting met zich mee. Vervolgens vindt een Achillespees tenotomie plaats (in een poliklinische of operatiekamersetting) waarna na enkele weken gips, de bracebehandeling start. Ook tijdens deze bracebehandeling dient frequent te worden gecontroleerd om de therapietrouw te bevorderen, therapietrouw voor de brace is een belangrijke factor voor het behandelsucces (zie hoofdstuk 5). Er dient bij beide methoden een behandelteam aanwezig te zijn waarin verschillende disciplines (gipsverbandmeesters, orthopedisch chirurgen, instrumentmakers) met elkaar samenwerken (zie ook hoofdstuk 7). Studies naar de kosten van klompvoetbehandeling zijn slechts beperkt voor handen. Een kleine Braziliaanse studie (vijf patiënten per behandelgroep) meldt dat de kosten bij de Ponsetibehandeling twee en een halfmaal lager uitvallen dan bij de Kitemethode gevolgd door een posteromediale release (Ferreira et al., 2011). Een meer uitgebreide studie van Halanski et al., uit 2009, beschrijft de situatie in Auckland, Nieuw Zeeland. De studie vergelijkt Ponseti met primair chirurgischebehandeling (respectievelijk 26 en 29 patiënten) en betrekt in de vergelijking ook de kosten van eventuele recidieven (gemiddelde lengte van follow-up bedraagt 3,5 jaar). Ook in deze studie liggen de kosten bij de Ponsetibehandeling ruim een factor 2 lager. Vertaling van de kosten in Nieuw Zeeland naar die in de Verenigde Staten laat hogere kosten zien in beide behandelgroepen, maar met opnieuw relatief de laagste kosten in de Ponsetigroep. In beide studies is de lengte van follow-up beperkt en worden eventuele verschillen in kosten op de lange termijn niet in kaart gebracht. Omdat het behandelresultaat van de Ponsetibehandeling op lange termijn tenminste gelijkwaardig is aan het behandelresultaat door middel van posteromediale release, is het aannemelijk dat de overall kosten bij Ponsetibehandeling lager uitvallen dan bij behandeling met posteromediale release, ook als rekening wordt gehouden met de lange termijn. Op grond van bovenstaande studies is het aannemelijk dat ook in Nederland de kosten van de Ponsetibehandeling lager uitvallen dan een behandeling door middel van posteromediale release. 39
Samenvattend suggereert de bestaande literatuur een beter behandelresultaat bij de Ponsetibehandeling, maar de bewijskracht beoordeeld volgens GRADE is laag tot zeer laag (zie samenvatting van de literatuur). Belangrijk en voor de werkgroep doorslaggevend in haar aanbeveling, is het uitgangspunt dat als een conservatieve behandeling minstens eenzelfde behandelresultaat heeft in vergelijking met een operatieve behandeling voor dezelfde aandoening bij een vergelijkbare patiënt, deze conservatieve behandeling de voorkeur geniet. De werkgroep is derhalve van mening dat een idiopathische klompvoet primair behandeld dient te worden volgens de Ponsetibehandeling en dat intra-articulaire en/of intrakapsulaire chirurgie dient te worden vermeden. Ponseti versus Kite Uit de beschikbare literatuur lijkt de Ponsetibehandeling effectiever dan de methode Kite in het primair corrigeren van idiopathische klompvoeten, de bewijskracht beoordeeld volgens GRADE is echter laag. Concluderend meent de werkgroep dat de Ponsetibehandeling de voorkeur geniet boven de Kitemethode bij de primaire behandeling van de idiopathische klompvoet. Klassieke Ponseti versus versnelde Ponsetibehandeling Zoals al eerder genoemd is binnen de Ponsetibehandeling de contactfrequentie tussen behandelaar en patiënt relatief groot, met name ten tijde van de gipsredressies. Het zou dus aantrekkelijk kunnen zijn de behandeling versneld uit te voeren: de periode van de gipsredressies waarbij deze hoge contactfrequentie van toepassing is, kan dan worden bekort. Omdat het vrijwel dezelfde behandelingsmethodiek inhoudt, zijn er geen verschillen in bijwerkingen te verwachten. Uit de literatuuranalyse blijkt dat het versnellen van de standaard Ponsetibehandeling (accelerated Ponseti) een met de standaard Ponsetibehandeling vergelijkbare effectiviteit heeft in het primair corrigeren van idiopathische klompvoeten. De bewijskracht beoordeeld volgens GRADE is matig. De werkgroep concludeert derhalve dat er geen bezwaar is tegen het uitvoeren van deze versnelde Ponsetibehandeling. Klassieke Ponsetibehandeling met Plaster of Paris gips versus klassieke Ponsetibehandeling met kunststofgips Het Plaster of Paris gips voldoet qua resultaat van de behandeling prima, maar is relatief zwaar. In enkele behandelcentra wordt lichter, kunststof (Fiberglass) materiaal (Soft cast®) gebruikt. De lange termijn resultaten blijven het belangrijkst en zijn nog niet bekend bij gebruik van andere materialen dan het Plaster of Paris-gips. De beoordeelde studie is de enige studie die valide bevonden werd over deze deelvraag een uitspraak te doen. Uit de studie blijkt dat kunststofgips een lagere effectiviteit heeft in het primair corrigeren van idiopathische klompvoeten. Ondanks een gemiddeld hoger aantal benodigde redressies (statistisch niet significant), wordt een minder goede voetcorrectie bereikt (statistisch significant en klinisch relevant hogere Diméglioscores). Verschillen in oudertevredenheid met betrekking tot comfort, duurzaamheid en gewicht van de redressies zijn marginaal en statistisch niet significant. De werkgroep ziet derhalve geen reden om af te wijken van het 40
standaard protocol en adviseert de Ponsetibehandeling uit te voeren met Plaster of Parisgips. Vergelijking van nabehandelingen bij Ponseti Omdat de richtlijn de Ponsetibehandeling aanbeveelt boven andere behandelopties zoals posteromediale release, zijn bij deze deelvraag alleen nabehandelingen volgend op een Ponseti gipsbehandeling onderzocht. Het dragen van een brace na gipsbehandeling is binnen de Ponsetibehandeling van cruciaal belang voor het behandelresultaat (zie hoofdstuk 7 voor behandel succes). De deelvraag richt zich op welke brace de voorkeur verdient. De literatuuranalyse levert een enkele studie op (Janicki). Deze studie suggereert dat de standaard Ponsetibehandeling met een voetabductiebrace een grotere effectiviteit heeft in het voorkomen van een ernstig recidief dan Ponsetibehandeling gevolgd door een enkel/voet orthese. Helaas heeft de studie een belangrijke tekortkoming, namelijk het ontbreken van data over therapietrouw en is de bewijskracht volgens GRADE zeer laag. Er zijn ook theoretische overwegingen die het gebruik van een voetabductiebrace ondersteunen (Zionts et al., 2010). Het belangrijkste verschil tussen de voetabductiebrace en enkel-/voetorthese lijkt het ontbreken van een verbindende bar (stang) bij de enkel/voetorthese. De voetabductiebrace induceert dorsaalflexie van de voeten waardoor de kuitspier en achillespees op lengte worden gebracht en waarbij tevens de abductie en exorotatie behouden blijft, analoog aan de situatie tijdens de Ponseti gipsredressies. Een enkel-/voetorthese ondersteunt slechts een neutrale dorsaalflexie zonder abductie/exorotatie richting. De werkgroep adviseert het gebruik van de in de originele Ponsetibehandeling omschreven voet abductieorthese met stang. Verder wetenschappelijk onderzoek zal bracemodificaties in de toekomst moeten onderbouwen. Reële verwachtingen na klompvoetbehandeling Definiëren van het behandelresultaat bij de primaire idiopathische klompvoet moet bijdragen aan eenduidigheid bij behandelaars maar zeker ook bij (ouders van) patiënten. De werkgroep definieert het redelijkerwijs te verwachten behandelresultaat bij meer dan 90% van de idiopathische, primaire klompvoet als boven beschreven: er dient een pijnloze, volledig te belasten, minimaal plantigrade voet te ontstaan, te schoeien in confectieschoeisel, zonder beperkingen in de activiteiten van het dagelijks leven (ADL). Opgemerkt dient te worden dat dit doel geldt voor alle klompvoeten maar niet altijd op dezelfde manier kan worden gerealiseerd. Ponseti noemt in zijn artikel uit 2006 de zogenaamde complexe klompvoet. Voor deze voet geldt dat de standaard manipulatie aangepast dient te worden en dat er een grotere kans is op aanvullende behandelingen, zoals hernieuwde Achillespeesverlengingen en peestransposities. Er zijn geen gepubliceerde gegevens met betrekking tot het behandelresultaat bij complexe klompvoeten op lange termijn. Meetmethode om de lange termijn resultaten van de Ponsetibehandeling te bepalen Een van de mogelijkheden om langere follow-up resultaten in kaart te brengen, betreft het Clubfoot Assessment Protocol (CAP; Andriesse et al., 2005, 2006 en 2009). CAP heeft een goede validiteit en responsiviteit (Andriesse, 2005 en 2006) en lijkt een voldoende betrouwbaar meetinstrument in de medische praktijk (Andriesse, 2009). Het is wenselijk 41
aandacht te besteden aan implementatie van een protocol als hier genoemd, om op valide wijze de functionele uitkomsten op langere termijn vast te leggen.
Aanbevelingen Behandel de primaire, idiopathische klompvoet volgens de standaard Ponsetibehandeling met Plaster of Paris gips, gevolgd door een voetabductiebrace. -
gebruik geen gipsredressie volgens de Kitemethode; gebruik geen kunststofgips bij de gipsredressies volgens Ponseti; gebruik geen enkel-/voetorthese in de nabehandeling, maar een voetabductiebrace; verricht de Achillespees tenotomie zo mogelijk onder lokale anesthesie.
Pas geen chirurgie toe als primaire behandeling van de idiopathische klompvoet anders dan de klassieke Ponsetibehandeling voorschrijft.
Literatuurlijst Adegbehingbe, O.O., Oginni, L.M., Ogundele, O.J., Ariyibi, A.L., Abiola, P.O., & Ojo, O.D. (2010). Ponseti clubfoot management: changing surgical trends in Nigeria. Iowa Orthop J., 30, 7-14. Andriesse, H., Hägglund, G., & Isberg, P.E. (2009). Reliability and validity of motion analysis in children treated for congenital clubfoot according to the Clubfoot Assessment Protocol (CAP) using inexperienced assessors. BMC Res Notes, 2, 103. Andriesse, H., Hägglund, G., & Jarnlo, G.B. (2005). The Clubfoot assessment protocol (CAP): description and reliablility of a structured multi-level instrument for follow-up. BMC Musculoskelet Disord, 6, 40. Andriesse, H., Roos, E.M., Hägglund, G., & Jarnlo, G.B. (2006). Validity and responsiveness of the Clubfoot Assessment Protocol (CAP). A methodological study. BMC Musculoskelet Disord, 7, 28. Atar, D., Lehman, W.B., Grant, A.D., & Strongwater, A.M. (1992). Revision surgery in clubfeet. Clin Orthop Relat Res., 283, 223-230. Blakeslee, T.J., & DeValentine, S.J. (1995). Management of the resistant idiopathic clubfoot: the Kaiser experience from 1980-1990. J Foot Ankle Surg., 34, 167-176. Bor, N., Coplan, J.A., & Herzenberg, J.E. (2009). Ponseti treatment for idiopathic clubfoot: minimum 5-year follow-up. Clin Orthop Relat Res., 467, 1263-1270. Changulani, M., Garg, N.K., Rajagopal, T.S,, Bass, A., Nayagam, S.N., … Bruce, C. E. (2006). Treatment of idiopathic club foot using the Ponseti method. Initial experience. J Bone Joint Surg Br., 88, 1385-1387. Church, C., Coplan, J.A., Poljak, D., Thabet, A.M., Kowtharapu, D., Lennon, N., … Miller, F. (2012). A comprehensive outcome comparison of surgical and Ponseti clubfoot treatments with reference to pediatric norms. J Child Orthop, 6, 51–59. Clarke, N.M., Uglow, M.G., & Valentine, K.M. (2011). Comparison of Ponseti versus surgical treatment in congenital talipes equinovarus. J Foot Ankle Surg., 50, 529-534. Cohen-Sobel, E., Caselli, M., Giorgini, R., Giorgini, T., & Stummer, S. (1993). Long-term follow-up of clubfoot surgery: analysis of 44 patients. J Foot Ankle Surg., 32, 411-423. Cooper, D.M., & Dietz, F.R. (1995). Treatment of idiopathic clubfoot. A thirty-year follow-up note. J Bone Joint Surg Am., 77, 1477-1489. Dobbs, M.B., Nunley, R., Schoenecker, P.L. (2006). Long-term follow-up of patients with clubfeet treated with extensive soft-tissue release. J Bone Joint Surg Am., 88, 986-996. Edmondson, M.C., Oliver, M.C., Slack, R., & Tuson, K.W. (2007). Long-term follow-up of the surgically corrected clubfoot. J Pediatr Orthop B., 16, 204-208. Esser, R.D. (1994). The medial sagittal approach in the treatment of the congenital clubfoot. A follow-up report of a 15-year experience. Clin Orthop Relat Res., 302, 156-163. Ferreira, L.F.A., Nogueira, M.P., Pereira, J.C.R, & Duarte, P.S. (2011). Comparison of hospital costs and duration of treatment with two different clubfoot protocols. Iowa Orthop J., 31, 49-51.
42
Gelder, J.H. van, Ruiten, A.G. van, Visser, J.D., & Maathuis, P.G. (2010). Long-term results of the posteromedial release in the treatment of idiopathic clubfoot. J Pediatr Orthop., 30, 700-704. Graaf, J.C. de, Werff, D.B.M. van der, & Kalkman, C.J. (2013). Beschadigt anesthesie de hersenontwikkeling bij kinderen? Ned Tijdschr Geneeskd., 157, A5198. Graf, A., Hassani, S., Krzak, J., Long, J., Caudill, A., Flanagan, A., ... Smith, P. (2010). Long-term outcome evaluation in young adults following clubfoot surgical release. J Pediatr Orthop., 30, 379-385. Gray, K., Pacey, V., Gibbons, P., Little, D., Frost, C., & Burns, J. (2012). Interventions for congenital talipes equinovarus (clubfoot). Cochrane Database Syst Rev., 18, CD008602. Halanski, M.A., Davison, J.E., Huang, J.C., Walker, C.G., Walsh, S.J., & Crawford, H.A. (2010). Ponseti method compared with surgical treatment of clubfoot: a prospective comparison. J Bone Joint Surg Am., 92, 270-278. Halanski, M.A., Huang, J.C., Walsh, S.J., & Crawford, H.A. (2009). Resource utilization in clubfoot management. Clin Orthop Relat Res, 467, 1171-1179. Harnett, P., Freeman, R., Harrison, W.J., Brown, L.C., & Beckles, V. (2011). An accelerated Ponseti versus the standard Ponseti method: a prospective randomised controlled trial. J Bone Joint Surg Br., 93, 404-408. Janicki, J.A., Wright, J.G., Weir, S., & Narayanan, U.G. (2011). A comparison of ankle foot orthoses with foot abduction orthoses to prevent recurrence following correction of idiopathic clubfoot by the Ponseti method. J Bone Joint Surg Br., 93, 700-704. Kite, J.H. (1935). The treatment of congenital clubfoot. Surg Gynaec. Obstet., 61, 190. Magone, J.B., Torch, M.A, Clark, R.N., & Kean, J.R. (1989). Comparative review of surgical treatment of the idiopathic clubfoot by three different procedures at Columbus Children's Hospital. J. Pediatr. Orthop., 9, 49-58. Morcuende, J.A., Abbasi, D., Dolan, L.A., & Ponseti, I.V. (2005). Results of an accelerated Ponseti protocol for clubfoot. J Pediatr Orthop., 25, 623-626. Morcuende, J.A., Dolan, L.A., Dietz, F.R., & Ponseti, I.V. (2004). Radical reduction in the rate of extensive corrective surgery for clubfoot using the Ponseti method. Pediatrics., 113, 376-380. Papavasiliou, V.A., & Papavasiliou, A.V. (2004). A novel surgical option for the operative treatment of clubfoot. Acta Orthop Belg., 70, 155-161. Pittner, D.E., Klingele, K.E., & Beebe, A.C. (2008). Treatment of clubfoot with the Ponseti method: a comparison of casting materials. J Pediatr Orthop., 28, 250-253. Ponseti, I.V., Zhivkov, M., Davis, N., Sinclair, M., Dobbs, M.B., & Morcuende, J.A. (2006). Treatment of the complex idiopathic clubfoot. Clin Orthop Relat Res., 451, 171-176. Ponseti, I.V. (1996). Congenital Clubfoot. Fundamentals of treatment. Oxford University Press. Rijal, R., Shrestha, B.P., Singh, G.K., Singh, M., Nepal, P., Khanal, G.P., & Rai, P. (2010). Comparison of Ponseti and Kite's method of treatment for idiopathic clubfoot. Indian J Orthop., 44, 202-207. Sanghvi, A.V., & Mittal, V.K. (2009). Conservative management of idiopathic clubfoot: Kite versus Ponseti method. J Orthop Surg (Hong Kong)., 17, 67-71. Schlegel, U.J., Batal, A., Pritsch, M., Sobottke, R., Roellinghoff, M., Eysel, P., & Michael, J.W. (2010). Functional midterm outcome in 131 consecutive cases of surgical clubfoot treatment. Arch Orthop Trauma Surg., 130, 10771081. Segev, E., Keret, D., Lokiec, F., Yavor, A., Wientroub, S., Ezra, E., & Hayek, S. (2005). Early experience with the Ponseti method for the treatment of congenital idiopathic clubfoot. Isr Med Assoc J., 7, 307-310. Sud, A., Tiwari, A., Sharma, D., & Kapoor, S. (2008). Ponseti's vs. Kite's method in the treatment of clubfoot--a prospective randomised study. Int Orthop., 32, 409-413. Templeton, P.A., Flowers, M.J., Latz, K.H., Stephens, D., Cole, W.G., & Wright, J.G. (2006). Factors predicting the outcome of primary clubfoot surgery. Can J Surg., 49, 123-127. Uglow, M.G., & Clarke, N.M. (2000). The functional outcome of staged surgery for the correction of talipes equinovarus. J Pediatr Orthop., 20, 517-523. Zionts, L.E., & Dietz, F.R. (2010). Bracing following correction of idiopathic clubfoot using the Ponseti method. J Am Acad Orthop Surg., 18, 486-493. Zwick, E.B., Kraus, T., Maizen, C., Steinwender, G., & Linhart, W.E. (2009). Comparison of Ponseti versus surgical treatment for idiopathic clubfoot: a short-term preliminary report. Clin Orthop Relat Res., 467, 2668-2676.
43
Zoekverantwoording Datum: 07-03-2012 DataZoektermen base Medline 1 *Clubfoot/ (2384) (OVID), 2 equinovarus.ti. (429) 3 talipes.ti. (463) 4 ("club foot" or clubfoot or "club feet" or clubfeet or ctev).ti,ab. (2281) 5 or/1-4 (3254) 11 Ponseti*.ti,ab. (240) 15 Casts, Surgical/ (7508) 16 cast*.ti,ab. (61544) 17 15 or 16 (66319) 19 11 or 17 (66399) 25 ((posteromedial or posterior or medial) adj2 release*).ti,ab. (546) 26 ("soft tissue" adj3 release*).ti,ab. (535) 27 PMR.ti,ab. (1703) 28 *Clubfoot/su [Surgery] (964) 29 Turco.ti,ab. (37) 30 19 or 25 or 26 or 27 or 28 or 29 (69669) 31 5 and 30 (1380) 34 limit 31 to yr="1990 -Current" (748) 35 limit 34 to (yr="1990 -Current" and (dutch or english)) (627) 98 exp epidemiological studies/ (1377688) 100 (prospective adj5 cohort).ti,ab. (26257) 105 SR (zoekfilter) (2) 106 RCT (zoekfilter) (55) Cochrane 107 98 or 100 (1382670) (Wiley) 108 observational.ti,ab. (54144) 109 107 or 108 (1409897) 110 35 and 109 (296) – (zoekfilter prognostisch onderzoek) 111 106 or 110 (312) – RCTs en bovenstaande 118 111 not 105 (311) – Embase 313 referenties 288 uniek (Elsevier) #1 MeSH descriptor Clubfoot explode all trees #2 (equinovarus or talipes or "club foot" or clubfoot or "club feet" or clubfeet or ctve):ti,ab,kw #3 (#1 OR #2) #4 (Amniocentesis):ti #5 (#3 NOT #4) 1 protocol (Gray), 1 review-Dare (stroke) –niet meegenomen, 48 trials > 23 uniek
,'clubfoot'/exp/mj OR equinovarus:ab,ti OR talipes:ab,ti OR 'club foot':ab,ti OR clubfoot:ab,ti OR 'club feet':ab,ti OR clubfeet:ab,ti OR ctve:ab,ti AND (Ponseti*:ab,ti OR ('orthopedic manipulation'/exp/mj OR conservative:ab,ti OR manipulation:ab,ti AND ('plaster cast'/mj OR cast*:ab,ti)) OR 'clubfoot'/exp/mj/dm_su OR ((posteromedial OR posterior OR medial) NEAR/2 release*):ab,ti OR ('soft tissue' NEAR/3 release*):ab,ti OR pmr:ab,ti OR turco:ab,ti) AND ([dutch]/lim OR [english]/lim) AND [embase]/lim AND [1990-2012]/py AND (((prospective OR retrospective) NEAR/5 cohort):ab,ti AND [1990-2012]/py OR (observational:ab,ti AND [1990-2012]/py)) OR ('clubfoot'/exp/mj OR equinovarus:ab,ti OR talipes:ab,ti OR 'club foot':ab,ti OR clubfoot:ab,ti OR 'club feet':ab,ti OR clubfeet:ab,ti OR ctve:ab,ti AND (Ponseti*:ab,ti OR ('orthopedic manipulation'/exp/mj OR conservative:ab,ti OR manipulation:ab,ti AND ('plaster cast'/mj OR cast*:ab,ti)) OR 'clubfoot'/exp/mj/dm_su OR ((posteromedial OR posterior OR medial) NEAR/2 release*):ab,ti OR ('soft tissue' NEAR/3 release*):ab,ti OR pmr:ab,ti OR turco:ab,ti) AND ([dutch]/lim OR [english]/lim) AND
44
Aantal hits 381
[embase]/lim AND [1990-2012]/py SR filter OR RCT-filter OR 'major clinical study'/exp orcohort analysis'/exp OR (((prospective OR retrospective) NEAR/5 cohort):ab,ti]/py) OR (observational:ab,ti OR 'major clinical study'/exp) 156 referenties, 70 uniek
45
Hoofdstuk 5 Patiëntgerelateerde prognostische factoren voor behandelsucces Uitgangsvraag: Wat is het belang van patiëntgerelateerde prognostische factoren voor het behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? De uitgangsvraag omvat drie deelvragen: 5.1 Wat is het belang van de ernst van de klompvoet voor het behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? 5.2 Wat is het belang van therapietrouw met betrekking tot het dragen van een abductiebrace voor behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? 5.3 Wat is het belang van overige patiëntgerelateerde factoren voor het behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti?
Inleiding De Ponsetibehandeling als behandeling van de idiopathische klompvoet is effectief in de ruime meerderheid van de patiënten (zie hoofdstuk 4) (Dobbs et al., 2004). Wanneer de Ponsetibehandeling niet succesvol is, is dit mogelijk terug te voeren tot de ernst en stugheid van de initiële afwijking, de aanwezigheid van een syndroom of bepaalde omgevingsfactoren (zoals het niet trouw gebruiken van de abductiebrace aansluitend aan de gipsperiode). Er zijn aanwijzingen in de literatuur dat het niet gebruiken van de abductie brace aansluitend aan de gipsperiode een risicofactor is voor het optreden van een recidief van de klompvoet. De mate waarin deze en andere patiënt gerelateerde factoren het behandelsucces beïnvloeden is echter onvoldoende bekend. Het voorlichtingsmateriaal, instructie aan de ouders en regelmatige controle op de polikliniek zouden de kans op een recidief mogelijk kunnen verlagen. Zoeken en selecteren van literatuur De zoekactie was gelijk aan de zoekactie uitgevoerd in hoofdstuk 4 Behandeling van Klompvoet. In de databases Medline, Embase en Cochrane is met relevante zoektermen gezocht vanaf 1990 naar RCT’s, systematische reviews en zowel vergelijkend als nietvergelijkend observationeel onderzoek (cohortstudies en case series) waarin gipsredressie en chirurgische methodes ter behandeling van klompvoet worden toegepast. De zoekstrategie is weergegeven bijlage 2. De literatuurzoekactie leverde 381 treffers op. Studies die voldeden aan de volgende selectiecriteria zijn opgenomen in de samenvatting van de literatuur: behandeling van overwegend jonge kinderen (jonger dan zes maanden) met congenitale idiopathische klompvoet; origineel vergelijkend onderzoek of origineel niet-vergelijkend onderzoek met een minimale omvang van twintig patiënten en een minimale follow-up van één jaar; behandeling volgens de Ponsetibehandeling; analyse van patiëntgerelateerde prognostische factoren; met zowel korte als lange termijn en zowel functionele als nietfunctionele uitkomstmaten voor behandelsucces.
46
De werkgroep benoemde de volgende uitkomstmaten als kritisch: voetfunctie op jonge leeftijd, stands- en degeneratieafwijkingen op volwassen leeftijd, voetfunctie en kwaliteit van leven op volwassen leeftijd. Als belangrijke uitkomstmaten werden benoemd: voetcorrectie na behandeling, het optreden van recidieven, het optreden van complicaties, patiënt- en oudertevredenheid en kosteneffectiviteit. Samenvatting van de literatuur Een dertiental studies voldeed aan de inclusiecriteria. De studiekarakteristieken staan vermeld in de evidence-tabel, de studies zijn tevens beoordeeld op studiekwaliteit (zie bijlage 7). Twee studies zijn prospectieve cohortstudies (Avilucea et al., 2009; Halanski et al., 2010), de overige elf studies zijn retrospectief (Zhang et al., 2012; Ramirez et al., 2011; Haft et al., 2007; Dobbs; Clarke et al., 2011; Bor et al., 2009; Changulina et al., 2006; Ponseti et al., 2006; Cooper et al., 1995; Morcuende et al., 2004 en 2005). Slechts drie studies hebben een studiepopulatie van meer dan honderd patiënten (Zhang; Morcuende 2004 en 2005; respectievelijk 323, 230 en 157 patiënten). De studies onderzoeken de associatie tussen potentiële prognostische factoren en het succes van een Ponsetibehandeling op langere termijn. Het merendeel van de studies heeft een betrekkelijk korte follow-up van minder dan zes jaar, één studie heeft een zeer lange follow-up van gemiddeld 34 jaar (Cooper). In vrijwel alle gevallen betreft het univariate analyses zonder correctie voor potentiële confounders. In één studie (Halanski) wordt een multivariate analyse uitgevoerd met een beperkte correctie voor confounders. De definitie van de gehanteerde uitkomstmaat, behandelsucces, varieert aanzienlijk tussen de studies. In één studie (Cooper) wordt voetfunctie (modified Laaveg-Ponseti scale) als uitkomstmaat gebruikt. In de overige studies wordt het optreden van recidiverende klompvoet als uitkomstmaat gebruikt, maar worden verschillende definities voor een recidief gebruikt: recidief met noodzaak tot uitgebreid operatief ingrijpen (Zhang; Haft; Halanski; Bor; Changulina), recidief met noodzaak tot hernieuwde gipsredressie of operatief ingrijpen (Avilucea; Clarke; Ponseti), recidief op grond van een toename in Diméglioscore en noodzaak tot hernieuwde gipsredressie (Ramirez), een recidief op grond van de geconstateerde voetdeformatie, ≥ 5o achtervoetvarus en/of ≤ 15o enkeldorsiflexie (Dobbs) of terugkeer van een component van de klompvoet deformiteit (cavus, adductus, varus en/of equinus; Cooper; Morcuende, 2005). In bovengenoemde studies wordt een groot aantal potentiële prognostische factoren voor behandelsucces geanalyseerd: patiëntgerelateerde factoren, zoals ernst van de klompvoet deformiteit (op baseline) en omgevingsfactoren, zoals therapietrouw met betrekking tot het dragen van een abductiebrace (Denis Brown brace) zijn daarvan de belangrijkste.
5.1 Wat is het belang van de ernst van de klompvoet voor het behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? De ernst van de klompvoet werd gemeten voorafgaand aan de Ponsetibehandeling met behulp van gevalideerde meetinstrumenten, de Diméglioscore (Zhang; Ramirez; Dobbs; Clarke) of Piraniscore (Haft; Halanski; Avilucea). In enkele studies wordt een niet gevalideerd meetinstrument gebruikt: het aantal gipsredressies dat nodig was om tijdens de Ponsetibehandeling volledige correctie van de klompvoet te bereiken wordt gebruikt als een 47
indirecte maat voor de initiële ernst van de klompvoet (Haft; Bor; Morcuende 2004 en 2005). In de meest recente studie (Zhang), wordt bij univariate regressieanalyse een statistisch significante associatie waargenomen tussen de ernst van de klompvoeten (Diméglioscore) en een goed behandelresultaat na twee jaar follow-up (p<0,0001). Een goed behandelresultaat is hierbij gedefinieerd als een plantigrade voet die, afgezien van een eventuele achillespees tenotomie tijdens de Ponsetibehandeling, geen verder operatief ingrijpen behoeft. Het totale percentage patiënten met een goed behandelresultaat was 79%. Afhankelijk van de ernst van de klompvoeten op baseline was het percentage patiënten met een goed behandelresultaat 92% bij matig ernstige klompvoeten, 80% bij ernstige klompvoeten en 63% bij zeer ernstige klompvoeten (respectievelijk, Diméglio klasse II, III en IV). Het regressiemodel voorspelt bij een Diméglioscore <11 (benigne tot matig ernstige klompvoeten) een kans van ten minste 90% op een goed behandelresultaat (Odd ratio, OR= 0,9; 95% betrouwbaarheidsinterval, 95%BI= [0,85; 0,95]), terwijl bij een Diméglioscore >15 (zeer ernstige klompvoeten) dit percentage maximaal 72% bedraagt (OR=0,72; 95%BI=[0,67; 0,76]). In vergelijking met eerdere studies (behandeld hieronder) heeft de studie van Zhang een grotere studieomvang (n=323 patiënten) en daarmee meer statistische power. Bij de beoordeling van de resultaten van deze studie dient wel rekening gehouden te worden met ernstige beperkingen in de studieopzet, in het bijzonder de univariate analyses zonder correctie voor potentiële confounders. Zo wordt niet gecorrigeerd voor eventuele verschillen tussen patiënten met ernstige en minder ernstige klompvoeten in therapietrouw met betrekking tot het dragen van een abductiebrace. De enige studie waarin wel een multivariate regressieanalyse wordt uitgevoerd (Halanski) corrigeert weliswaar voor enkele potentiële confounders, maar niet voor therapietrouw. In deze relatief kleine studie met een gemengde studiepopulatie (n=55; 26 patiënten behandeld volgens Ponseti, 29 patiënten behandeld met posteromediale release) wordt slechts gerapporteerd dat er geen statistisch significante associatie bestaat tussen ernst van de klompvoeten (Piraniscore) en het optreden van een recidief (p=0,41). Verdere kwantitatieve gegevens ontbreken; er wordt geen schatting gegeven van het relatief risico op een recidief in relatie tot de ernst van de klompvoeten. In de studies van Clarke en Morcuende (2004 en 2005) wordt ook, opnieuw zonder een schatting te geven van het relatief risico, geen statistische significante associatie gevonden tussen ernst van de klompvoeten en behandelsucces (p-waardes respectievelijk: p=0,30; p=0,14; en ‘statistisch niet significant’). In de overige studies worden ook geen statistisch significante associaties gevonden, maar worden wel schattingen gegeven van het relatief risico op een recidief in relatie tot de ernst van de klompvoeten (Ramirez; Haft; Dobbs; Bor; Avilucea). Ramirez en Dobbs vinden geen verhoogd risico op een recidief bij ernstige klompvoeten (Diméglio klasse III) in vergelijking tot matig ernstige klompvoeten (Diméglio klasse II): OR= 1.02[0.33;3.38] en 1.60[0.29;8.88]. Bij zeer ernstige klompvoeten (klasse IV) wordt een verhoogd risico gevonden, maar wordt geen statistische significantie bereikt: OR= 3.11[0.53;20.4] en 8.00[0.80;79.7]. Een vergelijkbaar beeld ontstaat uit de resultaten van Haft en Avilucea die gebruik maken van de Piraniclassificatie: in vergelijking met milde klompvoeten is het relatief risico op een recidief 48
hoger bij meer ernstige klompvoeten, maar de verschillen zijn statistisch niet significant (respectievelijk, OR= 2.00[0.07;59.6] en 4.5[0.2;100.1] bij matig ernstige klompvoeten en 5.43[0.26;115.5] en 1.4 [0.1;24.6] bij ernstige klompvoeten). Tot slot wordt in twee studies (Haft; Bor) het benodigde aantal gipsredressies bij de Ponsetibehandeling, gebruikt als (indirecte) maat voor de ernst van klompvoeten op baseline. Bor vindt dat er bij recidiverende patiënten een statistisch significant hoger aantal gipsredressies nodig is voor initiële voetcorrectie bij de Ponsetibehandeling (gemiddeld aantal gipsredressies 7.13 versus 6.00; p=0.045). Haft vindt een statistisch significant verschil in het risico op een ernstig recidief (een recidief met de noodzaak tot intraarticulaire chirurgie, PMR): bij patiënten die één tot vijf gipsredressies benodigden is het risico sterk verlaagd ten opzichte van patiënten met meer dan vijf gipsredressies (OR= 0.22[0.05;0.88]; p=0.03). Door de grote heterogeniteit tussen de studies en het ontbreken van de benodigde kwantitatieve data, is een meta-analyse niet mogelijk. Bij de beoordeling van de overall resultaten van bovenstaande studies moet rekening gehouden worden met ernstige beperkingen in de studieopzet van de individuele studies, met name de geringe studieomvang en het niet corrigeren voor potentiële confounders. Het merendeel van de studies heeft een kleine studieomvang en kan alleen (eventuele) grote verschillen in behandelsucces tussen patiënten met milde en ernstige klompvoeten detecteren. Van de drie studies met voldoende omvang (statistische power), gebruikt alleen Zhang een gevalideerd meetinstrument om de ernst van klompvoeten te bepalen. Door het ontbreken van multivariate analyses met adequate correctie voor potentiële confounders zoals therapietrouw, kan geen conclusie worden getrokken over de grootte van de voorspellende waarde van de ernst van klompvoeten op de kans op een recidief.
5.2 Wat is het belang van therapietrouw met betrekking tot het dragen van een abductiebrace voor behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? De studies hanteren verschillende definities van therapietrouw. In alle gevallen is therapietrouw met betrekking tot het dragen van een voetorthese (abductiebrace) gebaseerd op informatie verkregen bij ouders of verzorgers. In Haft, Bor en Halanski wordt therapietrouw gedefinieerd als voltijds gebruik van de voetabductiebrace (‘Denis Brown brace’) in de eerste drie maanden na de laatste gipsredressie, gevolgd door gebruik tijdens middagslaap en ’s nachts gedurende tenminste negen maanden. Een door de ouders of verzorgers gerapporteerde afwijking van het bracing voorschrift wordt beschouwd als therapieontrouw. Een vergelijkbare definitie wordt gehanteerd in Ovilucea die therapietrouw omschrijft als een strikte naleving van het bracing protocol van Ponseti en in Changulani en Morcuende (2004 en 2005), die spreken van therapietrouw als de brace tenminste tien uur per dag wordt gedragen. In Dobbs echter is pas sprake van ontrouw als de bracing volledig wordt gestopt op enig moment in de eerste drie maanden na de laatste gipsredressie.
49
Tot slot, in Ramirez en Ponseti ontbreekt een exacte definitie van therapietrouw. Het percentage therapieontrouw gebaseerd op informatie van ouders of verzorgers varieert tussen 32% en 49% (Avilucea; Dobbs; Ramirez; Haft). In alle geïncludeerde studies is sprake van univariate analyses zonder correctie voor potentiële confounders. In de studie van Ramirez wordt een statistisch significant verminderd risico op een recidief waargenomen bij therapietrouwe patiënten in vergelijking tot patiënten waarbij de bracing voorschriften niet zijn nageleefd (OR= 0,22 [0,02; 0,42]; p=0,003). Avilucea is een Noord-Amerikaanse studie die zich in het bijzonder richt op patiënten in plattelands gebieden op relatief grote afstand van een behandelcentrum voor klompvoeten. Het risico op een recidief bij het niet goed opvolgen van de bracing voorschriften, blijkt 120 maal hoger te zijn bij deze rurale patiëntengroep (OR= 120 [18,8; 765,1]) in vergelijking tot 33 maal hoger risico bij de lokale patiëntengroep (OR= 33,3 [5,2; 212,2]). Bor beschrijft een hoger percentage aan recidieven bij therapieontrouwe patiënten (45,2% recidieven) in vergelijking tot therapietrouwe patiënten (20,5%; p=0,03). In Haft wordt een vijfmaal lager risico op een recidief gevonden bij therapietrouwe patiënten (OR= 0,20 [0,06; 0,67]; p=0,009). In deze studie wordt tevens onderscheid gemaakt tussen milde recidieven waarbij extra-articulaire chirurgie volstaat en ernstige recidieven behandeld met intra-articulaire chirurgie. Het geschatte relatieve risico op een mild versus ernstig recidief bij therapietrouwe patiënten was respectievelijk 0,41 [0,09; 1,88] (statistisch niet significant) en 0,23 [0,05; 0,99] (p=0,05). Dobbs hanteert een stringentere definitie voor therapietrouw en berekent een ongecorrigeerd relatief risico dat 183 maal hoger is bij patiënten die stoppen met bracing in de eerste drie maanden na de laatste gipsredressie (OR=183 [9,5; 3519]). In de studie van Changulani wordt melding gemaakt van een opmerkelijk hoog percentage therapieontrouw bij patiënten met recidiverende klompvoeten (68% therapieontrouw), een statistische analyse ontbreekt. In Ponseti is bij 14% van de patiënten sprake van een recidief en wordt vermeld dat in alle gevallen sprake was van problemen met het gebruik van de abductiebraces. In Morcuende (2005) wordt bij univariate analyse een 17 maal hoger risico op een recidief berekend bij therapieontrouw (p=0,0001). In Morcuende (2004) worden de resultaten vergeleken tussen behandeling volgens de standaard Ponsetibehandeling en een versnelde (accelerated) Ponsetibehandeling. In beide behandelgroepen is therapieontrouw met betrekking tot bracing geassocieerd met een 8,5 maal hoger risico op een recidief (ongecorrigeerde OR; p=0.0001). Van de tien geïncludeerde studies is Halanski de enige studie die geen duidelijk verband rapporteert tussen therapietrouw met betrekking tot bracing en het risico op een recidief: in een univariate analyse wordt geen statistisch relevant verband gevonden (p=0,67). In deze studie ontbreekt een schatting van het relatief risico en de statistische power is gering door het lage aantal patiënten (n= 26 patiënten behandeld volgens Ponseti). Ook hier kan door de grote heterogeniteit tussen de studies en het ontbreken van de benodigde kwantitatieve data, geen meta-analyse worden uitgevoerd. Bij de beoordeling van de overall resultaten van de studies moet rekening gehouden worden met ernstige beperkingen in de studieopzet van de individuele studies, in het bijzonder de geringe 50
studieomvang, het niet corrigeren voor potentiële confounders en de wijze waarop therapietrouw is gemeten en gedefinieerd. In alle gevallen is therapietrouw gebaseerd op zelfrapportage door ouders of verzorgers. Therapietrouw kan als gevolg van foutieve rapportage, in het bijzonder de te verwachten onderrapportage, sterk zijn onderschat. Door het ontbreken van multivariate analyses met adequate correctie voor potentiële confounders, zoals ernst van de klompvoeten, kan geen definitieve conclusie worden getrokken over de sterkte van de associatie tussen therapietrouw en de kans op een recidief.
5.3 Wat is het belang van overige patiënt gerelateerde factoren voor het behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? Naast ernst van de klompvoet deformiteit en therapietrouw met betrekking tot het dragen van een voetorthese, wordt in de geïncludeerde studies een wisselend aantal andere potentiële prognostische factoren voor behandelsucces geanalyseerd. In Avilucea wordt een statistisch significant verschil gevonden in behandelsucces tussen patiënten afkomstig van plattelandsgebieden op relatief grote afstand van het behandelcentrum en de lokale stedelijke patiëntengroep: bij de lokale stedelijke patiëntengroep resulteert de behandeling in een grotere verbetering in Piraniscore (3,94 [3,72; 4,15] versus 2.51 [2.08; 2.93]; p<0,001) en een lager risico op een recidief (16% versus 36%; p=0,04). Het verschil in behandelsucces (Piraniscore) blijft statistische significant na een (beperkte) multivariate correctie voor etniciteit en gezinsinkomen (p<0,001). In de rurale patiëntengroep blijkt bij univariate analyse het risico op een recidief geassocieerd met etniciteit en een verhoogd risico bij de oorspronkelijk bewoners (‘native Americans’) ten opzichte van de niet-Spaanse blanke bevolking (OR=9,3[1,7; 50,4]). Daarnaast blijken de huwelijkse staat van de ouders (ongehuwd versus gehuwd, OR=4,5[1,3; 15,8]), verzekeringsstatus (publiek of geen versus particuliere verzekering, OR=8,0[1,8; 35,6]), opleidingsniveau (maximaal middelbare school versus meer dan middelbare school, OR=5,6[1,45; 21,7]) en inkomensniveau (jaarinkomen <20.000$ versus ≥40.000$, OR=12,5[2,4; 65,5]) statistisch significant geassocieerd met de kans op een recidief. Het betreft hier echter univariate analyses en er kan geen uitspraak worden gedaan over de aard van de associaties. Zo suggereert een univariate analyse met therapietrouw als uitkomstmaat, associaties tussen etniciteit en therapie-ontrouw (oorspronkelijke bewoners, OR= 7,0[1,4; 34,6]) en tussen een laag gezinsinkomen en therapie-ontrouw (OR=7,1[1,6; 31,2]). Een aantal van de genoemde factoren zou het behandelresultaat indirect kunnen beïnvloeden, door effecten op therapietrouw met betrekking tot het dragen van een voetorthese. Dit geldt ook voor de associaties beschreven in Dobbs en Halanski, waarin respectievelijk opleidingsniveau en familiegeschiedenis van klompvoeten als statistische significante predictors naar voren komen voor de kans op een recidief (maximaal middelbare school versus meer dan middelbare school, OR=10.71[1.24;92.2]; wel versus geen familiegeschiedenis, OR=3,81 [1.11; 13,04]). Tot slot wordt in Cooper, een cohortstudie met voetfunctie (modified LaavegPonsetiscale) als uitkomstmaat en een zeer lange follow-up (gemiddeld 34 jaar), een positieve associatie gevonden tussen het uitoefenen van een beroep met hoge voetbelasting en een matige voetfunctie (p=0,03). 51
Door de lage statistische power (geringe studiegrootte), de univariate analyses zonder correctie voor confounders, het testen van een groot aantal factoren (multiple testing) en de grote heterogeniteit tussen de studies, kan geen uitspraak worden gedaan over de betekenis van bovengenoemde potentiële prognostische factoren voor behandelsucces. Bewijskracht Door beperkingen in studiekwaliteit is de bewijskracht van de cohortstudies matig (niveauB: Zhang; Ramirez; Clarke; Halanski; Avilucea; Bor; Haft; Morcuende 2004 en 2005; Dobbs; Cooper) tot laag (niveau-C: Changulina; Ponseti). De overall bewijskracht is gebaseerd op meerdere vergelijkende studies van niveau-B en derhalve matig (niveau-2). Van de door de werkgroep benoemde relevante uitkomstmaten bevatten de geïncludeerde studies vrijwel uitsluitend gegevens over het optreden van recidieven (belangrijke uitkomstmaat). Er kunnen derhalve geen uitspraken worden gedaan over de kritische uitkomstmaten (voetfunctie op jonge leeftijd, stands- en degeneratieafwijkingen op volwassen leeftijd, voetfunctie en kwaliteit van leven op volwassen leeftijd) en overige belangrijke uitkomstmaten (voetcorrectie na behandeling, het optreden van complicaties, patiënt- en oudertevredenheid en kosteneffectiviteit).
Conclusies Het is aannemelijk dat de ernst van klompvoeten, bepaald voorafgaand aan behandeling volgens Ponseti, een medebepalende, prognostische factor is voor het risico op een recidief. De ernst van klompvoet (Diméglio- of Piraniscore) lijkt positief geassocieerd met het risico op een recidief. Niveau 2
Onduidelijk is hoe groot de voorspellende waarde van de ernst van klompvoet is voor het risico op een recidief Bronnen B:(Zhang et al., 2012; Ramirez et al., 2011; Clarke et al., 2011; Halanski et al., 2010; Avilucea et al., 2009; Bor et al., 2009; Haft et al., 2007; Morcuende et al., 2004 en 2005; Dobbs et al., 2004; Cooper et al., 1995) C:(Changulina et al., 2006; Ponseti et al., 2006) Therapieontrouw met betrekking tot het dragen van een voetabductiebrace (ouderrapportage) lijkt sterk positief geassocieerd met het risico op een recidief.
Niveau 2 Bronnen B:(Ramirez et al., 2011; Halanski et al., 2010; Avilucea et al., 2009; Bor et al., 2009; Haft et al., 2007; Morcuende et al., 2004 en 2005; Dobbs et al., 2004) C:(Changulina et al., 2006; Ponseti et al., 2006)
52
Overwegingen Belangrijk bij het voorspellen van het behandelsucces binnen de klompvoetbehandeling volgens Ponseti, is het benoemen van patiënt gerelateerde factoren die het behandelresultaat zouden kunnen beïnvloeden. In de literatuur zijn er twee strategieën gehanteerd om deze onderzoeksvraag te beantwoorden: enerzijds beoordeling van de relatie tussen initiële ernst en kans op recidief, in welke vorm dan ook (dit kan een hernieuwd gipstraject zijn maar ook uitgebreide operatieve ingrepen, hierin verschillen de studies onderling). Anderzijds is gepoogd de onderzoeksvraag te beantwoorden door het aantal benodigde gipsredressies te relateren aan de kans op een recidief. Helaas zijn er bij de verschillende studies nogal wat methodologische opmerkingen te maken, zoals hiervoor beschreven. In de studies waarbij gesproken wordt over zeer ernstige klompvoeten wordt vaak de Diméglioscore gebruikt. De Diméglioscore heeft in tegenstelling tot de Piraniscore wel een component voor de stijfheid en de weerstand in zich. Bij de Piraniscore wordt de initiële positie van de voet beschreven. Dit zou kunnen verklaren waarom de stugge Diméglio IV voet een groter recidief percentage kent en dit wat moeilijker te relateren is aan de Piraniscore. De conclusie is echter dat er een hoger risico beschreven wordt bij de zeer ernstige klompvoet (Zhang). De relatie met een hoger aantal initieel benodigde gipsredressies lijkt dan ook verklaarbaar. De hoogte van de Diméglioscore kan implicaties voor de patiënt hebben ten aanzien van de voorspelbaarheid van het behandeltraject. Bij de zeer ernstige klompvoet is het wellicht verstandig de ouders voor te bereiden op een mogelijk hoger aantal gipsredressies en een grotere kans op recidieven. Met betrekking tot de relatie tussen het dragen van de abductiebrace en de kans op een recidief wordt ook verwezen naar het hoofdstuk behandeling (UV2). Uit de literatuur analyse valt te concluderen dat het uiterst belangrijk is aandacht te schenken aan het consequent gebruik van de abductie brace in de nabehandeling.
Aanbevelingen Informeer bij de ernstige klompvoet (met een hoge Diméglio- of Piraniscore) de ouders zich voor te bereiden op een mogelijk hoger aantal gipsredressies en een grotere kans op recidieven Motiveer ouders om tot het vierde jaar therapietrouw te blijven met het correct gebruik van een abductiebrace om de kans op recidief te minimaliseren. Geef ouders goede instructie en controleer regelmatig het kind op de polikliniek om een positief effect te bewerkstelligen op de therapietrouw met betrekking tot het dragen van de voetabductiebrace (zie hoofdstuk 4 Behandeling van klompvoet). Blijf alert op alle factoren die de therapietrouw met betrekking tot het dragen van de voetabductiebrace negatief zouden kunnen beïnvloeden
53
Literatuurlijst Avilucea, F. R., Szalay, E.A., Bosch, P.P., Sweet, K.R., & Schwend, R.M. (2009). Effect of cultural factors on outcome of Ponseti treatment of clubfeet in rural America. J Bone Joint Surg Am., 91, 530-40. Bor, N., Coplan, J.A., & Herzenberg, J.E. (2009). Ponseti treatment for idiopathic clubfoot: minimum 5-year follow-up. Clin Orthop Relat Res., 467, 1263-1270. Changulani, M., Garg, N.K., Rajagopal, T.S, Bass, A., Nayagam, S.N., Sampath, J., & Bruce, C.E. (2006). Treatment of idiopathic club foot using the Ponseti method. Initial experience. J Bone Joint Surg Br., 88, 1385-1387. Clarke, N.M., Uglow, M.G., & Valentine, K.M. (2011). Comparison of Ponseti versus surgical treatment in congenital talipes equinovarus. J Foot Ankle Surg., 50, 529-534. Cooper, D.M., & Dietz, F.R. (1995). Treatment of idiopathic clubfoot. A thirty-year follow-up note. J Bone Joint Surg Am., 77, 1477-1489. Dobbs, M.B., Rudzki, J.R., Purcell, D.B., Walton, T., Porter, K.R., & Gurnett, C.A. (2004). Factors predictive of outcome after use of the Ponseti method for the treatment of idiopathic clubfeet. J Bone Joint Surg Am., 86-A, 22-7. Haft, G.F., Walker, C.G., & Crawford, H.A. (2007). Early clubfoot recurrence after use of the Ponseti method in a New Zealand population. J Bone Joint Surg Am., 89, 487-93. Halanski, M.A., Davison, J.E., Huang, J.C., Walker, C.G., Walsh, S.J., & Crawford, H.A. (2010). Ponseti method compared with surgical treatment of clubfoot: a prospective comparison. J Bone Joint Surg Am., 92, 270-278. Morcuende, J.A., Abbasi, D., Dolan, L.A., & Ponseti, I.V. (2005). Results of an accelerated Ponseti protocol for clubfoot. J Pediatr Orthop., 25, 623-626. Morcuende, J.A., Dolan, L.A., Dietz, F.R., & Ponseti, I.V. (2004). Radical reduction in the rate of extensive corrective surgery for clubfoot using the Ponseti method. Pediatrics., 113, 376-380. Ponseti, I.V., Zhivkov, M., Davis, N., Sinclair, M., Dobbs, M.B., & Morcuende, J.A. (2006). Treatment of the complex idiopathic clubfoot. Clin Orthop Relat Res., 451, 171-176. Ramírez, N., Flynn, J.M., Fernández, S., Seda, W., & Macchiavelli, R.E. (2011). Orthosis noncompliance after the Ponseti method for the treatment of idiopathic clubfeet: a relevant problem that needs reevaluation. J Pediatr Orthop., 31, 710-5. Zhang, W., Richards, B.S., Faulks, S.T., Karol, L.A., Rathjen, K.A., & Browne, R.H. (2012). Initial severity rating of idiopathic clubfeet is an outcome predictor at age two years. J Pediatr Orthop B., 21, 16-9.
54
Zoekverantwoording Datum: 07-03-2012 Data-base Zoektermen Medline (OVID),
Cochrane (Wiley)
Embase (Elsevier)
1 *Clubfoot/ (2384) 2 equinovarus.ti. (429) 3 talipes.ti. (463) 4 ("club foot" or clubfoot or "club feet" or clubfeet or ctev).ti,ab. (2281) 5 or/1-4 (3254) 11 Ponseti*.ti,ab. (240) 15 Casts, Surgical/ (7508) 16 cast*.ti,ab. (61544) 17 15 or 16 (66319) 19 11 or 17 (66399) 25 ((posteromedial or posterior or medial) adj2 release*).ti,ab. (546) 26 ("soft tissue" adj3 release*).ti,ab. (535) 27 PMR.ti,ab. (1703) 28 *Clubfoot/su [Surgery] (964) 29 Turco.ti,ab. (37) 30 19 or 25 or 26 or 27 or 28 or 29 (69669) 31 5 and 30 (1380) 34 limit 31 to yr="1990 -Current" (748) 35 limit 34 to (yr="1990 -Current" and (dutch or english)) (627) 98 exp epidemiological studies/ (1377688) 100 (prospective adj5 cohort).ti,ab. (26257) 105 SR (zoekfilter) (2) 106 RCT (zoekfilter) (55) 107 98 or 100 (1382670) 108 observational.ti,ab. (54144) 109 107 or 108 (1409897) 110 35 and 109 (296) – (zoekfilter prognostisch onderzoek) 111 106 or 110 (312) – RCTs en bovenstaande 118 111 not 105 (311) – 313 referenties 288 uniek #1 MeSH descriptor Clubfoot explode all trees #2 (equinovarus or talipes or "club foot" or clubfoot or "club feet" or clubfeet or ctve):ti,ab,kw #3 (#1 OR #2) #4 (Amniocentesis):ti #5 (#3 NOT #4) 1 protocol (Gray), 1 review-Dare (stroke) –niet meegenomen, 48 trials > 23 uniek ,'clubfoot'/exp/mj OR equinovarus:ab,ti OR talipes:ab,ti OR 'club foot':ab,ti OR clubfoot:ab,ti OR 'club feet':ab,ti OR clubfeet:ab,ti OR ctve:ab,ti AND (Ponseti*:ab,ti OR ('orthopedic manipulation'/exp/mj OR conservative:ab,ti OR manipulation:ab,ti AND ('plaster cast'/mj OR cast*:ab,ti)) OR 'clubfoot'/exp/mj/dm_su OR ((posteromedial OR posterior OR medial) NEAR/2 release*):ab,ti OR ('soft tissue' NEAR/3 release*):ab,ti OR pmr:ab,ti OR turco:ab,ti) AND ([dutch]/lim OR [english]/lim) AND [embase]/lim AND [19902012]/py AND (((prospective OR retrospective) NEAR/5 cohort):ab,ti AND [1990-2012]/py OR (observational:ab,ti AND [1990-2012]/py)) OR ('clubfoot'/exp/mj OR equinovarus:ab,ti OR talipes:ab,ti OR 'club foot':ab,ti OR clubfoot:ab,ti OR 'club feet':ab,ti OR clubfeet:ab,ti OR ctve:ab,ti AND (Ponseti*:ab,ti OR ('orthopedic manipulation'/exp/mj OR conservative:ab,ti OR manipulation:ab,ti AND ('plaster cast'/mj OR cast*:ab,ti)) OR 'clubfoot'/exp/mj/dm_su OR ((posteromedial OR posterior OR medial) NEAR/2 release*):ab,ti OR ('soft tissue' NEAR/3 release*):ab,ti OR pmr:ab,ti OR turco:ab,ti) AND ([dutch]/lim OR [english]/lim) AND [embase]/lim AND [1990-2012]/py SR filter OR RCT-filter OR 'major clinical study'/exp orcohort analysis'/exp OR (((prospective OR retrospective) NEAR/5 cohort):ab,ti]/py) OR (observational:ab,ti OR 'major clinical study'/exp) 156 referenties, 70 uniek
55
Aantal hits 381
Hoofdstuk 6
Klompvoet en dysplastische heupontwikkeling
Uitgangsvraag: Wat is de plaats voor systematische screening naar dysplastische heupontwikkeling (DHO, DDH) bij kinderen met een idiopathische klompvoet?
Inleiding Algemeen wordt aangenomen dat een klompvoet een verhoogde kans geeft op het ook hebben van dysplastische heupontwikkeling (DHO) of Angelsaksisch developmental dysplasia of the hip (DDH). In sommige teksten wordt wel een percentage van rond de 20% gesuggereerd, maar veel overtuigende literatuur die dit onderbouwt is er niet voorhanden geweest (Carney et al., 2006). De laatste jaren worden er steeds meer vraagtekens geplaatst bij deze aanname (Paton et al., 2009). Het lijkt derhalve zinvol de relevante literatuur hieromtrent te analyseren vanwege implicaties voor de wijze van systematisch screenen op DDH bij idiopathische klompvoet patiënten. Bij een verhoogd risico op DDH is standaard screenend onderzoek in de vorm van echo of röntgenonderzoek geïndiceerd bij alle patiënten met een idiopathische klompvoet.
Zoeken en selecteren van de literatuur Om de uitgangsvraag te kunnen beantwoorden is er een systematische literatuuranalyse verricht naar de volgende wetenschappelijke vraagstelling: hebben kinderen met klompvoeten een verhoogde kans op dysplastische heupontwikkeling ten opzichte van kinderen met normale voeten? Er is gezocht naar prognostische studies waarin de associatie tussen het optreden van dysplastische heupontwikkeling (DDH) en idiopathische klompvoeten is onderzocht. Er is gezocht in de databases Medline en Embase, vanaf januari 2000 tot september 2012 en zonder beperking op study design. Uit het totaal van 73 treffers werden op basis van titel en abstract, zeven artikelen geselecteerd. Hiervan werden op basis van de volledige tekst twee studies geëxcludeerd: Olshan (Olshan et al., 2003) bestudeert de associatie tussen hypermobiliteit van gewrichten en het risico op klompvoet maar geeft geen direct inzicht in associaties tussen heupdysplasie en klompvoeten, de studie van Barker (Barker et al., 2003) betreft een verhalend review en geen origineel onderzoek.
Samenvatting van de literatuur De zoekactie leverde een vijftal studies op (zie bijlage 7) waarin de incidentie van dysplastische heupontwikkeling bij kinderen met klompvoeten werd bepaald. In slecht één studie (Canavese et al., 2011) worden ook kinderen zonder klompvoeten geanalyseerd, in de overige vier studies wordt de incidentie van heupdysplasie bij kinderen met klompvoeten vergeleken met gepubliceerde gegevens over de incidentie van heupdysplasie in de algemene bevolking. In geen van de studies is er sprake van multivariate statistische analyses, er vindt dus geen correctie plaats voor eventuele confounders.
56
Het artikel van Canavese omvat naast twee case reports, een weinig gedetailleerde beschrijving van een retrospectieve cohortstudie . In deze retrospectieve cohortstudie worden onder 15.785 pasgeborenen in een Zwitsers universitair ziekenhuis, 26 gevallen van klompvoeten (0,16% van het totaal) en 37 gevallen dysplastische heupontwikkeling (0,23%) geconstateerd. Heupdysplasie wordt hierbij gedefinieerd als heupdysplasie met de noodzaak tot behandeling op een leeftijd van zes weken. Onder de patiënten met klompvoeten komt heupdysplasie tweemaal voor en daarmee is de incidentie van heupdysplasie verhoogd ten opzichte van het gemiddelde van de studiepopulatie (7,7% versus 0,23%; relatief risico, RR= 34,6; 95% betrouwbaarheidsinterval, BI= [8,8; 136,6]). Belangrijk is om te vermelden dat alleen pasgeborenen met risicofactoren voor heupdysplasie, zoals positieve familieanamnese of neonatale voetafwijkingen, werden gescreend voor heupdysplasie (6,4% van het totaal; 1012 pasgeborenen), waardoor het relatieve risico op heupdysplasie bij patiënten met klompvoeten mogelijk wordt overschat. De studies van Perry et al., (2010), Paton en Carney beperken zich tot patiënten met neonatale voetafwijkingen. In deze niet-vergelijkende cohortstudies uitgevoerd in Engeland (Perry; Paton) en Noord-Amerika (Carney), wordt eveneens een hoge incidentie van heupdysplasie gemeten bij kinderen met klompvoet: respectievelijk 5,9%, 11,7% en 15,7% (totaal aantal patiënten met klompvoeten, respectievelijk N=119, N=60 en N=51). De diagnose heupdysplasie is gebaseerd op echografische (Perry; Paton) of radiografische kenmerken (Carney) en niet gekoppeld aan behandelnoodzaak. De definitie voor heupdysplasie wijkt hiermee af van de eerder gebruikte definitie die wel gekoppeld was aan (subjectieve) behandelnoodzaak (Canavese). In de studies van Paton en Carney werden uitsluitend vormen van heupdysplasie beschreven waarbij behandeling niet noodzakelijk bleek. In Perry was bij 3,4% van de patiënten met klompvoet sprake van heupdysplasie die echografisch aantoonbaar was, ook na de leeftijd van drie maanden en waarvoor behandeling noodzakelijk werd geacht. Tot slot, wordt in de retrospectieve cohortstudie van Westberry (Westberry et al., 2003) onder 394 kinderen behandeld voor idiopathische klompvoeten, slechts één geval van dysplastische heupontwikkeling geconstateerd (0,3%). Bij 36% van de studiepopulatie werd de diagnose heupdysplasie gebaseerd op radiografisch onderzoek tijdens de klompvoetbehandeling, terwijl bij een meerderheid van de studiepopulatie (64%), de diagnose gebaseerd werd op eventuele signs and symptoms tijdens de follow-up van gemiddeld 8,9 jaar (range, 2,4 tot 17 jaar). Door de diagnose grotendeels te baseren op signs and symptoms worden milde vormen van heupdysplasie mogelijk niet gedetecteerd. In die gevallen waar wel radiodiagnostiek is toegepast, zou het relatief late tijdstip van het radiografisch onderzoek, bij een gemiddelde leeftijd van 0,8 jaar (range, 0,1-9,6 jaar), in vergelijking met eerdergenoemde studies (Canavese; Perry; Paton; echografische diagnostiek bij leeftijd <10 weken) eveneens kunnen leiden tot het missen van milde (self limiting) vormen van heupdysplasie. Daarnaast is deze Noord-Amerikaanse studie uitgevoerd bij een tertiair medisch centrum. Het feit dat 97% van de klompvoeten operatief wordt behandeld door middel van posteromediale release suggereert dat het overwegend om relatief ernstige klompvoeten gaat. Deze studie sluit daarmee in ieder geval niet uit dat er een verband zou kunnen bestaan met dysplastische heupontwikkeling bij minder ernstige klompvoeten. 57
In Canavese wordt een literatuuroverzicht (‘meta-analyse’) gepresenteerd van de incidentie van dysplastische heupontwikkeling bij kinderen met klompvoeten. De overall incidentie gebaseerd op de studies van Lochmiller et al., (1998), Carney, Paton en Canavese bedraagt 6,3% (95% BI: 4,2-9,4%; 22 gevallen van heupdysplasie bij in totaal 349 patiënten met klompvoeten). Als deze cumulatieve analyse wordt uitgebreid met de resultaten van Perry en Westberry, bedraagt de overall incidentie 5,0% (95% BI: 3,6-7,1; 30 gevallen van heupdysplasie bij 595 patiënten met klompvoeten). Deze cumulatieve schattingen van de incidentie van heupdysplasie zijn aanzienlijk hoger dan schattingen in de algemene populatie die ruim onder de 1% liggen (Canavese; Perry). Daarmee suggereert de meerderheid van de individuele studies en de cumulatieve schattingen een aanzienlijk verhoogde kans op dysplastische heupontwikkeling bij patiënten met klompvoeten. Belangrijk is wel te vermelden dat een actieve behandeling van de gedetecteerde heupdysplasie in veel gevallen niet noodzakelijk bleek te zijn (Perry; Paton; Carney). Bewijskracht van de literatuur Door beperkingen in studiekwaliteit is de bewijskracht van de enige vergelijkende cohortstudie (Canavese) matig (niveau-B). De overige prognostische studies zijn nietvergelijkend en derhalve is de individuele bewijskracht laag (niveau-C). De overall bewijskracht is gebaseerd op slechts één vergelijkende studie van niveau-B en derhalve laag (niveau-3).
Conclusie Niveau 3
De kans op dysplastische heupontwikkeling lijkt aanzienlijk verhoogd bij patiënten met klompvoeten Bronnen B:(Canavese 2011) C:(Perry 2010, Paton 2009, Carney 2006)
Overwegingen De diagnostiek van DDH wisselt tussen de verschillende orthopedisch chirurgen en bestaat naast het lichamelijk onderzoek uit het maken van een echo en/of een röntgenfoto. Bij aanwezigheid van risicofactoren voor DDH wordt in Nederland volgens de geldende standaarden tussen de leeftijd van drie tot vijf maanden gescreend door middel van echografie en/of röntgenonderzoek. Omdat in de literatuuranalyse een verhoogde incidentie bij kinderen met klompvoeten wordt gevonden, is het volgens de werkgroep een logische stap om alle kinderen met een idiopathische klompvoet te screenen op DDH.
58
Aanbeveling Screen kinderen met een idiopathische klompvoet, op dysplastische heupontwikkeling (DDH) door middel van echo of röntgenonderzoek, ongeacht de bevindingen bij lichamelijk onderzoek van de heupen. Volgens de geldende standaard wordt gescreend tussen de leeftijd van drie tot vijf maanden Literatuurlijst Barker, S., Chesney, D., Miedzybrodzka, Z., & Maffulli, N. (2003). Genetics and epidemiology of idiopathic congenital talipes equinovarus. J Pediatr Orthop, 23, 265-72. Canavese, F., Vargas-Barreto, B., Kaelin, A., & Coulon, G. de (2011). Onset of developmental dysplasia of the hip during clubfoot treatment: report of two cases and review of patients with both deformities followed at a single institution. J Pediatr Orthop B, 20, 152-6. Carney, B.T., & Vanek, E.A. (2006). Incidence of hip dysplasia in idiopathic clubfoot. Journal of Surgical Orthopaedic Advances, 15, 71-3. Lochmiller, C., Johnston, D., Scott, A., Risman, M., & Hecht, J.T. (1998). Genetic epidemiology study of idiopathic talipes equinovarus. Am J Med Genet, 79, 90-6. Olshan, A.F., Schroeder, J.C., Alderman, B.W., & Mosca, V.S. (2003). Joint laxity and the risk of clubfoot. Birth Defects Research, 67, 585-90. Paton, R.W., & Choudry, Q. (2009). Neonatal foot deformities and their relationship to developmental dysplasia of the hip: an 11-year prospective, longitudinal observational study. J Bone Joint Surg Br., 91, 655-8. Perry, D.C., Tawfiq, S.M., Roche, A., Shariff, R., Garg, N.K., James, L.A., ... Bruce, C.E. (2010). The association between clubfoot and developmental dysplasia of the hip. Journal of Bone & Joint Surgery - British Volume, 92, 1586-8. Westberry, D.E., Davids, J.R., & Pugh, L.I. (2003). Clubfoot and developmental dysplasia of the hip: value of screening hip radiographs in children with clubfoot. Journal of Pediatric Orthopedics, 23, 503-7.
59
Hoofdstuk 7
Randvoorwaarden (Organisatie van de zorg)
Uitgangsvraag: Welke aspecten zijn randvoorwaardelijk voor het verlenen van zorg aan patiënten met klompvoet? De uitgangsvraag omvat de volgende deelvragen: 7.1 Wat is de optimale procedure voor door- en terugverwijzen? 7.2 Hoe dienen de verantwoordelijkheden rond de zorg te worden verdeeld? 7.3 Hoe kan optimale ketensamenwerking en nazorg worden gegarandeerd? 7.4 Hoe dient de zorg landelijk te worden georganiseerd (centralisatie en specialisatie)? 7.5 Hoe moet behandeling van aanverwante ziektebeelden worden georganiseerd? 7.6 Aan welke kwalificaties dienen klompvoetbehandelende orthopeden te voldoen? 7.7 Hoe moet voorlichting aan- en communicatie met ouders/verzorgers worden vormgegeven? 7.8 Hoe dient een consult met ouders voor een nog niet geboren kind met klompvoet te worden vergoed?
Inleiding Momenteel is elke orthopedisch chirurg nog bevoegd de behandeling van klompvoeten ter hand te nemen. Bij een aantal van circa 600 orthopedisch chirurgen in Nederland en 200 à 300 nieuwe klompvoetpatiënten per jaar, komt dat gemiddeld neer op één klompvoetpatiënt per twee à drie jaar per orthopedisch chirurg. De dagelijkse praktijk laat natuurlijk al wel enige differentiatie zien: de kinderorthopedie wordt niet meer door elke orthopedisch chirurg uitgevoerd. De Werkgroep Kinderorthopedie telt circa 60 leden (het welk niet alle klompvoetbehandelende orthopedisch chirurgen dekt; er is een onbekend aantal geen lid van deze werkgroep), hetgeen tot drie à vier nieuwe klompvoetpatiënten per lid van de Werkgroep Kinderorthopedie zou leiden. Dit lijkt te weinig om voldoende expertise te kunnen onderhouden. In de huidige situatie is ook elke gipsverbandmeester bevoegd om klompvoeten te gipsen, ook al heeft deze bijvoorbeeld geen training in de Ponsetibehandeling gehad. Hierdoor beschikt niet elke gipsverbandmeester over het gehele pakket opties om een klompvoet patiënt te behandelen. De financiering van een prenataal consult lijkt nog niet geheel duidelijk. Sommige ouders vragen of een informatief consult over een nog niet geboren kind wel vergoed wordt en secretaresses hebben moeite met het plaatsen van een orthopedische afspraak voor een nog ongeboren patiënt.
7.1 Wat is de optimale procedure voor door- en terugverwijzen? Bij deze deelvraag is geen systematisch literatuuronderzoek verricht.
60
Overwegingen Voor aanbevelingen voor het verwijsbeleid rond prenatale diagnostiek, met name het Structureel Echoscopisch Onderzoek (SEO, ofwel ’20 weken echo’), wordt verwezen naar de update Indicaties Prenatale Diagnostiek (NVOG, in voorbereiding, 2013). Bij prenatale verdenking op klompvoetjes (echo) wordt een (eventueel telefonisch-) consult voor de ouders afgesproken bij een gespecialiseerd lid van het klompvoetbehandelteam. In dit consult kunnen verschillende facetten van het onderzoeks- en behandeltraject worden besproken. Er kan uitleg gegeven worden over de diagnostische fase direct na de bevalling, de logistiek rondom het behandelingstraject kan worden besproken en er kan uitleg gegeven worden over de te verwachte prognose op lange termijn. Indien de klompvoet na de geboorte geconstateerd wordt, dient de verloskundige, huisarts, kinderarts of gynaecoloog de lokale orthopedisch chirurg uiterlijk op de eerstvolgende werkdag te consulteren die hiervoor als aanspreekpunt dient. Deze kan dan na bevestiging van de diagnose de patiënt doorverwijzen naar één van de centra voor klompvoetbehandeling. Aanbevelingen Verwijs zwangeren bij een prenatale verdenking op klompvoeten naar een gespecialiseerd lid van een klompvoetbehandelteam. Consulteer bij pasgeborenen met verdenking op een klompvoet de lokale orthopedisch chirurg, bij voorkeur op de eerstvolgende werkdag na de geboorte. Draag als lokale orthopedisch chirurg zorg voor consultatie in een centrum voor klompvoetbehandeling bij verdenking op een klompvoet, bij voorkeur binnen 48 uur en niet later dan één week na de geboorte.
7.2 Hoe dienen de verantwoordelijkheden rond de zorg te worden verdeeld? Bij deze deelvraag is geen systematisch literatuuronderzoek verricht. Overwegingen Vroege juiste behandeling van een klompvoet geeft de snelste resultaten. Om te bewerkstelligen dat een klompvoetpatiënt zo spoedig mogelijk de juiste zorg krijgt is tijdige verwijzing naar een centrum voor klompvoetbehandeling gewenst. De verantwoordelijkheid van de verloskundige, huisarts, kinderarts en gynaecoloog bestaat uit het zo spoedig mogelijk consulteren van de lokale orthopedisch chirurg. Voor degenen die niet prenataal gediagnosticeerd zijn neemt de lokale orthopedisch chirurg op de eerst volgende werkdag contact op met een centrum voor klompvoetbehandeling teneinde een overname van behandeling aldaar te realiseren. Daartoe opgeleide behandelaars leggen de redressie-gipsen aan en zijn aanspreekpunt bij vragen over gips en het vermoeden van klachten door het gips. Een van de leden van het behandelteam meet de brace aan, is aanspreekpunt bij vragen over de brace en het vermoeden van klachten van de brace. Een behandelteam zou vanwege de continuïteit 61
moeten bestaan uit minimaal twee gespecialiseerde orthopedisch chirurgen, twee gipsverbandmeesters en zo nodig een instrumentmaker. Aanbevelingen De orthopedisch chirurg van het klompvoetbehandelteam is hoofdbehandelaar en als zodanig verantwoordelijk voor het stellen van de diagnose en het in gang zetten van de juiste behandeling. Laat redressiegipsen uitsluitend aanleggen door daartoe opgeleide behandelaars die lid zijn van het klompvoetbehandelteam. Laat een brace uitsluitend aanleggen door één van de leden van het klompvoetbehandelteam die daarvoor ook aanspreekpunt is.
7.3 Hoe kan optimale ketensamenwerking en nazorg worden gegarandeerd? Bij deze deelvraag is geen systematisch literatuuronderzoek verricht (zie ook hoofdstuk 5). Overwegingen Rondom de primaire klompvoet is de keten vrij kort: aanvankelijk wordt door de lokale orthopedisch chirurg doorverwezen naar een centrum voor klompvoetbehandeling, waarna het behandelteam de eerste negen weken bestaat uit de kinderorthopedisch chirurg in het centrum, die tevens de eindverantwoordelijkheid draagt, aangevuld met daartoe opgeleide behandelaars (gipsverbandmeesters, instrumentmaker). Ook na deze fase is regelmatig contact en begeleiding wenselijk om de therapietrouw te optimaliseren: twee weken na start van de brace, vervolgens na 3 maanden en zes maanden, en dan met afnemende frequentie, bijvoorbeeld om het jaar, gedurende de hele groeifase. Er zijn aanwijzingen dat de recidiefkans duidelijk verhoogd is bij non-compliers met de brace (zie hoofdstuk 5 Patiëntgerelateerde prognostische factoren voor behandelsucces). De werkgroep ziet bij de primaire behandeling geen rol voor de kinderfysiotherapie, omdat evidence daarvoor ontbreekt. Aanbevelingen Houd na de primaire behandeling contact met de ouders: de eerste zes weken wekelijks, dan drie weken na de tenotomie, twee weken na start brace en dan na drie en zes maanden. Vervolgens met afnemende frequentie gedurende de hele groeifase. Hierbij wordt aandacht besteed aan: - problemen rond gebruik van brace: mate van correctie, pasvorm, huidproblemen en therapietrouw; - loopontwikkeling. Zet bij de primaire* behandeling van klompvoeten geen kinderfysiotherapie in. *Primaire behandeling is gedefinieerd als gipsredressies, percutane tenotomie en bracebehandeling in het eerste levensjaar. 62
7.4 Hoe dient de zorg landelijk te worden georganiseerd (centralisatie en specialisatie)? Bij deze deelvraag is geen systematisch literatuuronderzoek verricht. Overwegingen De klompvoetzorg moet kwalitatief optimaal, goed toegankelijk en geografisch goed gespreid zijn. Langere reistijden moeten meerwaarde hebben voor de patiënt. De Ponseti behandeling met zijn frequente gipsredressie vereist van de behandelaars kennis en ervaring. Daarom meent de werkgroep dat behandeling plaats moet vinden in een centrum voor klompvoetbehandeling waar een team van behandelaars werkzaam is. Een onderscheid tussen universitaire en niet-universitaire centra is niet zinvol. Het is beter om te spreken van een centrum voor klompvoetbehandeling (met gedefinieerde faciliteiten en expertise). In een dergelijk centrum zou een klompvoetbehandelteam in moeten worden gericht waar minimaal twee daartoe bekwame kinderorthopedisch chirurgen werkzaam moeten zijn om de continuïteit van het hoofdbehandelaarschap te waarborgen. Tijdens de gipsperiode dienen minimaal twee aantoonbaar opgeleide leden van het behandelteam samen de behandeling uit te voeren. Alle leden zijn geschoold in de Ponseti behandeling. Doordat in een klompvoetbehandelcentrum jaarlijks meerdere kinderen worden behandeld is het mogelijk een infrastructuur te behouden waarin de behandeling van klompvoeten gestroomlijnd verloopt. Centra voor de behandeling van klompvoet worden door de NOV getoetst aan de hand van de criteria zoals geformuleerd in de richtlijn. De NOV maakt het resultaat van de toetsing bekend aan de Nederlandse Vereniging voor Klompvoetjes. Bij een verwachting van 1 tot 5% uitgebreidere releases (PMR) levert dat maximaal 10 tot 15 van deze operaties per jaar in Nederland op. Het lijkt zinvol deze in handen van centra te geven waar voldoende expertise aanwezig is in chirurgische klompvoetbehandeling. Deze centralisatie heeft als bijkomend voordeel dat ook registratie eenvoudiger gerealiseerd kan worden. Aanbevelingen Voer primaire klompvoetbehandeling uitsluitend uit in daartoe geschikt geachte centra met een klompvoetbehandelteam. Een klompvoetbehandelteam bestaat uit minimaal 2 gespecialiseerde orthopedische chirurgen, twee gipsverbandmeesters en zo nodig een instrumentmaker. Alle leden zijn geschoold in de Ponseti behandeling. Doordat jaarlijks meerdere kinderen worden behandeld is het mogelijk een infrastructuur te behouden waarin deze behandeling gestroomlijnd verloopt.
Centra voor klompvoetbehandeling worden door de NOV getoetst aan de hand van de criteria zoals geformuleerd in de richtlijn. De NOV maakt het resultaat van de toetsing bekend aan de Nederlandse Vereniging voor Klompvoetjes. Tevens wordt dit gepubliceerd op de NOV websites. 1 Januari 2015 zijn de resultaten van de toetsing 63
bekend.
Voer primaire klompvoetbehandeling uitsluitend uit in daartoe aangewezen centra. Voer uitgebreidere operatieve ingrepen van het voetskelet uitsluitend uit in daartoe aangewezen centra. 7.5. Hoe moet behandeling van aanverwante ziektebeelden worden georganiseerd? Bij deze deelvraag is geen systematisch literatuuronderzoek verricht. Overwegingen Het lijkt verstandig alle nazorg in de daartoe aangewezen centra te laten plaatsvinden. De controle frequentie hoeft na de eerste drie maanden niet hoog te zijn, maar het tijdig herkennen van recidieven is van groot belang. Analoog aan andere complexe medische zorg bij kinderen lijken ouders van kinderen met een klompvoet het niet onoverkomelijk te vinden om voor een optimale behandeling wat verder te reizen. Enquêtering door de Nederlandse Vereniging Klompvoeten ondersteunt deze visie (NVK-enquête-versie 2, 12 oktober 2012 zie bijlage 4). Aanbeveling Voer de nazorg van primaire behandeling van klompvoeten uitsluitend uit in een centrum voor klompvoetbehandeling.
7.6. Aan welke kwalificaties dienen klompvoetbehandelende orthopeden te voldoen? Bij deze deelvraag is geen systematisch literatuuronderzoek verricht. Overwegingen Gezien het belang van het bezitten van voldoende kennis en vaardigheid met betrekking tot de behandeling van primaire klompvoeten, alsmede het belang van interactie met collegaorthopeden in Nederland en de patiëntenvereniging Nederlandse Vereniging Klompvoetjes met betrekking tot koersbepaling en aanpassing van inzichten, dient een behandelend kinderorthopedisch chirurg: werkzaam of onderdeel te zijn van een centrum voor klompvoetbehandeling; een nationale of internationale instructiecursus te hebben gevolgd; zich door middel van adequate bijscholing (accreditatie GAIA) en gespecialiseerde literatuur en congressen op de hoogte te houden; lid te zijn van de Werkgroep Kinderorthopaedie van de Nederlandse Orthopaedische Vereniging. Aanbevelingen Een klompvoet behandelend orthopedisch chirurg dient aan een centrum voor klompvoetbehandeling verbonden te zijn en is adequaat opgeleid en bijgeschoold.
64
7.7 Hoe moet voorlichting aan- en communicatie met ouders/verzorgers worden vormgegeven? Bij deze deelvraag is geen systematisch literatuuronderzoek verricht. Overwegingen Voorlichting kan op drie niveaus plaatsvinden: - allereerst via het centrum voor de behandeling van klompvoeten, alwaar een website voorhanden dient te zijn met de eerste beknopte informatie, en met links naar verdere websites (bijvoorbeeld naar de Nederlandse Vereniging Klompvoetjes, en relevante informatie op de website van de Global Help Organization [www.global-help.org]) en uitgebreidere informatie. Via het centrum zouden ook folders beschikbaar moeten zijn met landelijk uniforme informatie; - daarnaast kan de landelijke uniforme informatie op de website van de Werkgroep Kinderorthopedie komen; - de Nederlandse Vereniging Klompvoetjes kan ook de landelijk uniforme informatie verstrekken, alsmede als een platform functioneren voor uitwisseling van praktische informatie en adviezen tussen ouders. Aanbevelingen Verwijs ouders naar een website met informatie over klompvoet. Een website voor klompvoet(behandeling) beschikt minimaal over de volgende informatie: - informatie over de aard van de afwijking; - informatie over de behandeling en de te verwachten resultaten; - lijst van de aanwezige behandelcentra met eventueel links; - informatie over de patiëntenvereniging; - links naar andere sites met relevante informatie en adressen.
7.8 Hoe dient een consult met ouders voor een nog niet geboren kind met klompvoet te worden vergoed? Bij deze deelvraag is geen systematisch literatuuronderzoek verricht. Overwegingen Ouders moet de gelegenheid worden geboden om bij de verdenking op een klompvoet bij het ongeboren kind een (indien gewenst telefonisch-)consult te krijgen in een centrum voor klompvoetbehandeling. Dit biedt ouders de mogelijkheid geïnformeerd te zijn over de afwijking en de behandeling ervan, waardoor onnodige ongerustheid en onzekerheid direct postpartum vermeden worden. Aangezien het behandeltraject dan duidelijk is, wordt ook voorkomen dat er angst ontstaat over het niet tijdig instellen van de eerste behandeling. Daar alle andere diagnostiek en zorg rondom het ongeboren kind ook via de verzekering van de moeder loopt, lijkt het redelijk een prenataal consult voor klompvoet ook via die constructie te laten verlopen. 65
Aanbeveling Breng een prenataal consult bij de verdenking op klompvoet administratief onder bij de verzekering van de moeder. Literatuurlijst NVvH (2012). Normering chirurgische behandeling 3.0. www.kwaliteitskoepel.nl [accessed 22-07-2013] NOV (2012). Kwaliteitsnormen voor orthopedische zorg (versie 2.1). www.orthopeden.org [accessed 22-07-2013]
66
Hoofdstuk 8
Indicatoren
Behandelprotocol en therapietrouw bij Klompvoet [Indicator 1] Operationalisatie Is er een behandelprotocol voor primaire idiopathische klompvoet aanwezig op de afdeling orthopedie, gebaseerd op de klassieke Ponsetibehandeling en met maatregelen ter bevordering van therapietrouw voor het dragen van een voetabductie brace? Ja/nee Type indicator Structuurindicator. In- en exclusiecriteria Niet van toepassing. Kwaliteitsdomein Effectiviteit; Doelmatigheid. Meetfrequentie Eén keer per verslagjaar. Verslagjaar Afgelopen volledige kalenderjaar. Rapportagefrequentie Eén keer per verslagjaar.
Toelichting Achtergrond en variatie in zorg Doel van de indicator is het verminderen van ongewenste praktijkvariatie en bevorderen van optimale zorg bij de behandeling van primaire idiopathische klompvoet, door toepassing van de standaard Ponsetibehandeling en maatregelen ter bevordering van therapietrouw met betrekking tot het dragen van een voetabductie brace. Uit analyse van de beschikbare literatuur komt naar voren dat de Ponsetibehandeling tenminste even effectief is als een posteromediale release (PMR) in het primair corrigeren van idiopathische klompvoeten (zie hoofdstuk 4). Bij gelijke effectiviteit verdient een conservatieve behandeling, de Ponsetibehandeling, de voorkeur boven een chirurgische behandeling, zoals de PMR. Daarnaast zijn er aanwijzingen dat Ponsetibehandeling leidt tot een betere beweeglijkheid en stand van de enkel en voet vergeleken met een PMR en minder vaak gepaard gaat met het optreden van een ernstig recidief (een recidief met noodzaak tot intra-articulaire chirurgie). De werkgroep concludeert derhalve dat een idiopathische klompvoet, primair behandeld dient te worden volgens de Ponsetibehandeling en dat intra-articulaire en/of intra-kapsulaire chirurgie dient te worden vermeden. Het niet dragen van een voetabductie brace, het infrequent dragen van een voetabductie brace of het vroegtijdig afbreken van het gebruik van de voetabductie brace (voor de vierde verjaardag) leidt vrijwel zeker tot een aanzienlijke verhoging van de kans op een recidief. Door goede voorlichting, regelmatig contact en begeleiding van de ouders of verzorgers kan de therapietrouw worden geoptimaliseerd. Belangrijk hierbij is om aandacht te besteden aan de loopontwikkeling van het kind en eventuele problemen rond gebruik van de brace zoals mate van correctie, de pasvorm, eventuele huidproblemen en therapietrouw 67
(compliance). Alertheid is geboden met betrekking tot alle factoren die de therapietrouw negatief zouden kunnen beïnvloeden. In de waarneming van de werkgroep bestaat er een aanzienlijke variatie tussen lokale orthopedisch chirurgen met betrekking tot de behandeling van kinderen met primaire idiopathische klompvoet. Er wordt regelmatig gekozen voor een chirurgische behandeling door middel van posteromediale release in plaats van de Ponsetibehandeling. Daarnaast wordt bij toepassing van de Ponsetibehandeling soms onvoldoende aandacht besteed aan het bevorderen van therapietrouw voor de abductie brace. Hierdoor ontvangen kinderen met klompvoet niet altijd de juiste zorg. De indicator leidt tot vermindering van deze ongewenste klinische variatie en draagt daarmee bij aan het verbeteren van de kwaliteit van zorg rondom patiënten met klompvoet. Definities Behandelprotocol voor idiopathische klompvoet: betreft behandeling van primaire idiopathische klompvoet bij pasgeborenen. Het protocol dient minimaal de onderstaande elementen te bevatten: A. behandel volgens de standaard Ponsetibehandeling met Plaster of Paris (POP) gips, gevolgd door een voetabductie brace; B. verricht de achillespees tenotomie zo mogelijk onder lokale anesthesie; C. pas geen chirurgie toe bij de primaire behandeling van klompvoet anders dan de klassieke Ponsetibehandeling voorschrijft; D. houd contact met de ouders: tijdens de primaire behandeling (de eerste zes weken) wekelijks, dan drie weken na de tenotomie, twee weken na start brace en dan na drie en zes maanden. Vervolgens met afnemende frequentie gedurende de hele groeifase; E. besteed bij contact met ouders en kind (patiënt) aandacht aan: - het belang van therapietrouw (compliance) voor gebruik van de brace: tenminste drie jaar; eerste drie maanden minimaal 23 uur per dag, vervolgens tot de leeftijd van vier jaar tenminste 10 uur per dag; - eventuele problemen rond gebruik van de brace: mate van correctie, pasvorm, huidproblemen en compliance; - de loopontwikkeling van het kind; - alle overige factoren die de therapietrouw negatief zouden kunnen beïnvloeden. Voetabductiebrace: een Denis Brown of vergelijkbare voetabductiebrace. Registreerbaarheid De registratielast is laag omdat slechts de aanwezigheid van een adequaat protocol voor klompvoetbehandeling (zie Definities) hoeft te worden vastgesteld. De werkgroep is van mening dat de tijdsinvestering opweegt tegen de waarde van de indicator. Mogelijke verstorende factoren De werkgroep verwacht geen verstorende factoren bij deze indicator. Mogelijke ongewenste effecten De werkgroep verwacht geen ongewenste effecten van de indicator. 68
Literatuur Niet van toepassing. Bepaling van de ernst van Klompvoet voorafgaand aan behandeling [Indicator 2] Operationalisatie Het percentage kinderen met primaire idiopathische klompvoet dat hiervoor een eerste behandeling ondergaat in het verslagjaar, waarbij voor aanvang van de behandeling, de ernst van de klompvoet is gescoord door middel van zowel de Diméglio- als de Piraniscore. Teller Aantal kinderen met primaire idiopathische klompvoet dat hiervoor een eerste behandeling ondergaat in het verslagjaar, waarbij voor aanvang van de behandeling, de ernst van de klompvoet is gescoord door middel van zowel de Diméglio- als de Piraniscore. Noemer Aantal kinderen met primaire idiopathische klompvoet dat hiervoor een eerste behandeling ondergaat in het verslagjaar. Type indicator Procesindicator. In- en exclusiecriteria Exclusie: neglected feet, syndromale voeten, neuromusculaire klompvoeten, posturele voetafwijkingen. Kwaliteitsdomein Effectiviteit; Patiëntgerichtheid; Doelmatigheid. Meetfrequentie Eén keer per verslagjaar. Verslagjaar Afgelopen volledige kalenderjaar. Rapportagefrequentie Eén keer per verslagjaar. Toelichting Achtergrond en variatie in zorg Doel van de indicator is het verbeteren van informatieverstrekking aan ouders en zorgverleners. De twee belangrijkste classificatiesystemen voor de ernst van een klompvoet die wereldwijd worden gebruikt zijn de Piraniclassificatie en de Diméglioclassificatie. Omdat niet één systeem universeel wordt gebruikt en er geen duidelijke evidence-based keuze gemaakt kan worden, wordt aanbevolen beide classificaties te gebruiken. Het parallel gebruik van beide systemen vergt slechts een kleine extra tijdsinvestering en garandeert universele toepasbaarheid van de gegevens. Ongeacht de classificatie van de ernst van de klompvoet, is de voorkeursbehandeling van een idiopathische klompvoet bij een pasgeborene, de standaard Ponsetibehandeling. Omdat de ernst van klompvoet (Diméglioof Piraniscore) bepaald voorafgaand aan behandeling, positief is geassocieerd met het risico op een recidief, is classificatie van de klompvoet wel belangrijk om de ouders adequaat te kunnen informeren over de prognose van hun kind. Daarnaast speelt de classificatie een belangrijke rol bij de informatie-uitwisseling tussen zorgverleners. De werkgroep constateert dat er een aanzienlijke variatie bestaat tussen orthopedisch chirurgen met betrekking tot het classificeren van de ernst van klompvoet, de initiële ernst van de klompvoet wordt soms in het geheel niet bepaald of verschillende 69
classificatiesystemen worden toegepast waardoor uitwisseling van klinische gegevens wordt bemoeilijkt. De indicator stimuleert het consequent beoordelen van de initiële ernst van klompvoet met twee universele en internationaal geaccepteerde classificatiesystemen. De indicator draagt bij aan het verminderen van ongewenste klinische variatie en leidt daarmee tot verbetering van de kwaliteit van zorg rondom patiënten met klompvoet. Definities Primaire idiopathische klompvoet: congenitale idiopathische pes equinovarus adductus. Diméglioscore: classificatiesysteem volgens Diméglio (Diméglio et al., 1995). Piraniscore: classificatiesysteem volgens Pirani (Pirani et al., 1999). neglected feet: klompvoeten met eerste behandeling na zesde levensmaand. Registreerbaarheid Classificatie van de ernst van de klompvoet (Diméglio- en Piraniscores) wordt vermeld in de status/EPD. Registratie van de indicator vergt dossieronderzoek en is daarmee arbeidsintensief. De werkgroep is van mening dat de relatief hoge registratielast opweegt tegen de waarde van de indicator. Mogelijke verstorende factoren De indicator lijkt robuust, er zijn geen voor de hand liggende verstorende factoren aan te wijzen. Mogelijke ongewenste effecten De werkgroep verwacht geen ongewenste effecten van de indicator. Literatuur Diméglio, A., Bensahel, H., Souchet, P., Mazeau, P., & Bonnet, F. (1995). Classification of clubfoot. J Pediatr Orthop B., 4, 129-36. Pirani, S., Outerbridge, H.K., Sawatzky, B., & Stothers, K. (1999). A reliable method of clinically evaluating a virgin clubfoot evaluation. 21st SICOT Congress.
70
Screening voor dysplastische heupontwikkeling bij Klompvoet [Indicator 3] Operationalisatie Het percentage kinderen met nieuw gediagnosticeerde primaire idiopathische klompvoet dat voor de leeftijd van zes maanden een screening heeft ondergaan ten behoeve van detectie van dysplastische heupontwikkeling. Teller Aantal kinderen met nieuw gediagnosticeerde primaire idiopathische klompvoet dat voor de leeftijd van zes maanden een screening heeft ondergaan ten behoeve van detectie van dysplastische heupontwikkeling. Noemer Aantal kinderen met nieuw gediagnosticeerde primaire idiopathische klompvoet, dat in het verslagjaar de leeftijd van zes maanden heeft bereikt. Type indicator Procesindicator. In- en exclusiecriteria Exclusie: kinderen waarbij de diagnose klompvoet is gesteld na het bereiken van een leeftijd van zes maanden. Kwaliteitsdomein Effectiviteit; Doelmatigheid; Tijdigheid. Meetfrequentie Eén keer per verslagjaar. Verslagjaar Afgelopen volledige kalenderjaar. Rapportagefrequentie Eén keer per verslagjaar. Toelichting Achtergrond en variatie in zorg Doel van de indicator is tijdige diagnostiek en behandeling van dysplastische heupontwikkeling (DHO, DDH). De kans op dysplastische heupontwikkeling bij kinderen met klompvoet lijkt aanzienlijk hoger dan bij kinderen zonder klompvoet. De werkgroep constateert dat er een aanzienlijke variatie bestaat tussen lokale orthopedisch chirurgen met betrekking tot het screenen op dysplastische heupontwikkeling bij kinderen met klompvoet, er wordt regelmatig niet gescreend. Het achterwege laten van screening verslechterd de prognose van kinderen met dysplastische heupontwikkeling. De indicator leidt tot vermindering van ongewenste klinische variatie en draagt daarmee bij aan het verbeteren van de kwaliteit van zorg rondom patiënten met klompvoet. Definities Primaire idiopathische klompvoet: congenitale idiopathische pes equinovarus adductus. Screening voor dysplastische heupontwikkeling: echo- of röntgendiagnostiek ter aantoning van dysplastische heupontwikkeling volgens de in Nederland geldende standaarden. Röntgendiagnostiek van dysplastische heupontwikkeling wordt in het algemeen uitgevoerd op een leeftijd van drie maanden en echodiagnostiek op een leeftijd van vijf maanden. Om een tijdige diagnostiek en behandeling van dysplastische heupdysplasie mogelijk te maken dient screening plaats te vinden voor de leeftijd van zes maanden.
71
Registreerbaarheid Screening voor dysplastische heupdysplasie staat vermeld in de status/EPD. Registratie van de indicator vergt dossieronderzoek en is daarmee arbeidsintensief. Toch is de registratielast laag omdat de incidentie van klompvoet laag is. De werkgroep is van mening dat de tijdsinvestering opweegt tegen de waarde van de indicator. Mogelijke verstorende factoren Omdat de incidentie van klompvoet laag is, kan er een aanzienlijke variatie ontstaan in de waarde van de indicator, met name in kleine ziekenhuizen die te maken krijgen met een klein aantal pasgeborenen met verdenking op klompvoet per jaar. Mogelijke ongewenste effecten De werkgroep verwacht geen ongewenste effecten van de indicator. Literatuur Niet van toepassing.
72
Hoofdstuk 9
Kennislacunes
De belangrijkste kennislacunes bij de richtlijn Primaire idiopathische klompvoet hebben betrekking op: - het ontbreken van een classificatiesysteem bij de idiopathische onbehandelde klompvoet waarmee een indicatie voor een prognose kan worden gegeven; - een gebrek aan inzicht in de lange termijn resultaten van behandeling en het ontbreken van een uniforme methode om deze valide en reproduceerbaar te meten; - de invloed van centrering van zorg en verdere ontwikkeling van expertise op het behandelresultaat en de compliance voor bracing; - het ontbreken van cijfers met betrekking tot de incidentie van de idiopathische klompvoet in Nederland en de incidentie van dysplastische heupontwikkeling (DHO; DDH) binnen de idiopathische klompvoetpopulatie. Met het oog op toekomstig onderzoek is prioritering van deze verschillende lacunes wenselijk. De werkgroep kent de hoogste prioriteit toe aan het ontwikkelen van een classificatiesysteem dat zowel bij initiële beoordeling alsook bij de beoordeling van het behandelresultaat op korte en lange termijn kan worden toegepast. Centrering van zorg is hedendaagse actualiteit, de onderzoeksvraag die betrekking heeft op de invloed van deze centrering en de daarbij horende vergroting van expertise op de kwaliteit van zorg, heeft een eveneens een hoge prioriteit. Tot slot is het, om gefundeerde beleleidskeuzes te kunnen maken, belangrijk de cijfers te kennen aangaande incidentie van de klompvoeten en mogelijk gerelateerde comorbiditeit. De werkgroep kent derhalve ook aan deze onderzoeksvraag een hoge prioriteit toe.
Overzicht van kennislacunes per uitgangsvraag Algemeen: - Kennislacune: - ontbreken van een nationaal register voor klompvoeten in Nederland. - Onderzoeksvraag: - wat is de incidentie van de klompvoet in Nederland en wat is de incidentie van dysplastische heupontwikkeling (DHO; DDH) in deze groep? Diagnostiek: - Kennislacune: - een uniform classificatiesysteem voor klompvoeten met een grote betrouwbaarheid en reproduceerbaarheid. - Onderzoeksvragen: - op welke manier kan de informatie over de positie van de achtervoet, middenvoet en voorvoet het best worden weergegeven? Hoe kan de mate van flexibiliteit dan wel de stugheid van de voet het best worden uitgedrukt? - is er een uniform te gebruiken classificatiesysteem te ontwikkelen zo mogelijk uit een combinatie van bestaande classificatie systemen? 73
- kan met dit nieuwe classificatiesysteem tevens een indicatie voor de prognose worden gegeven? - wat kan de waarde van ECHO zijn in vergelijking met röntgenonderzoek bij de diagnostiek van een recidief van de klompvoet? Behandeling van Klompvoet: - Kennislacunes: - functionele lange termijn resultaten (> 10 jaar follow-up); - lange termijn resultaten op volwassen leeftijd (degeneratieve afwijkingen, pijn); - complicatie registraties; - kosteneffectiviteit. - Onderzoeksvraag: - wat zijn de lange termijn resultaten van klompvoeten behandeld volgens de Ponsetibehandeling en wat is de meest optimale methode om deze te meten? Patiëntgerelateerde prognostische factoren: - Kennislacunes: - er is geen uniforme omschrijving van een recidief klompvoet; - er is onvoldoende inzicht in de factoren die de compliance voor bracegebruik bepalen. - Onderzoeksvragen: - hoe kan een recidief klompvoet het beste worden omschreven en gedefinieerd? - welke factoren kunnen compliance aangaande bracegebruik verder verhogen? Heupdysplasie: - Kennislacune: - het is onduidelijk in hoeverre de kans op dysplastische heupontwikkeling is verhoogd bij een kind met een klompvoet in Nederland. - Onderzoeksvraag: - wat is de incidentie van de klompvoet in Nederland en wat is de incidentie van dysplastische heupontwikkeling (DHO; DDH) in deze groep? Organisatie van zorg: - Kennislacunes: - invloed van expertise en centrering van zorg op het behandelresultaat en oudertevredenheid; - hoe meet je compliance (bijvoorbeeld met druk- of thermosensoren analoog aan braces bij scoliose behandeling). - Onderzoeksvraag: - geeft centrering van zorg rondom de primaire idiopathische klompvoet een verbeterde behandeluitkomst en grotere oudersatisfactie?
74
Bijlage 1 Belangenverklaring
Werkgroep- Functie lid
Nevenfuncties
Besselaar
Orthopedisch chirurg, Catharina Ziekenhuis Eindhoven
Voorzitter AO trauma cursus Nederland (onkostenvergoe ding) Bestuurslid Werkgroep kinderothodepie (onbetaald) Lid AO Internationaal Lid werkgroep voet en enkel Nederland (DOFAA)
Schuppers
Orthopedisch chirurg, Orthopedisch Centrum Oost Nederland, Hengelo Hoogleraar kinderorthope die UMC
Geen
Geen
Geen
Geen
Geen
Geen
Op verzoek van de Ja Ponseti International Association heeft men mij vermeld op hun website als gecertificeerde behandelaar van klompvoeten volgens de Ponseti methode. Dit betreft geen lidmaatschap, er is geen enkele financiele of andere verplichting aan gekoppeld. Geen Ja
ontwikkelen en promoten van dr. Visser
Geen
Geen
Geen
Geen
Geen
Geen
Visser
75
Persoonlijke Persoonslijke Reputatiefinanciele relaties management belangen
Extern gefinancierd onderzoek
Kennisvalorisatie
Overige belangen
Getekend
Ja
Werkgroep- Functie lid Groningen
Margés
bestuurslid Nederlandse Vereniging klompvoetjes
Boekestijn
bestuurslid Nederlandse Vereniging klompvoetjes
Witbreuk
Orthopedisch chirurg, VUmc, Amsterdam Orthopaedisch chirurg, Medisch Spectrum Twente (kinder) orthopaedisch chirurg, UMC Utrecht
Zeegers
Sakkers
76
Nevenfuncties
Persoonlijke Persoonslijke Reputatiefinanciele relaties management belangen
Extern gefinancierd onderzoek
Kennisvalorisatie
Overige belangen
Getekend
Geen
schoenen waarvoor een jaarlijkse toelage
Voorzitter Nederlandse Vereniging klompvoetjes (onbetaald) nvt
Bestuur Nederlandse Vereniging Klompvoetjes
Geen
Geen
Geen
Ja
Geen
Zoon met klompvoet 5 jaar, dus niet meer in primaire behandeling Geen
Geen
Geen
Geen
Geen
Ja
nvt
nvt
nvt
nvt
nvt
Geen
Ja
Geen
Geen
Geen
nvt
nvt
nvt
Ja
Geen
Geen
Geen
nvt
nvt
nvt
Ja
Bijlage 2 Lijst met afkortingen
5
10
15
20
25
ADL Activiteiten van het Dagelijks Leven AOFAS American Orthopedic Foot and Ankle Score ASK Activities Scale for Kids CBS Centraal Bureau voor Statistiek DBB Denis Brown bar DBC Diagnose Behandelings Combinatie DDH Developmental Dysplasia of the Hip DHO Dysplastische Heup Ontwikkeling DSI (clubfoot) Disease Specific Instrument FFI Foot Function Index FRS Functional Rating Score (Laaveg en Ponseti) ICFSG International Clubfoot Study Group JPO Journal of Pediatric Orthopedics MD Mean Difference NOV Nederlandse Orthopaedische Vereniging NVK Nederlandse Vereniging Klompvoetjes PICO Population, Intervention, Comparison and Outcomes PMR Postero Medial Release PODC Pediatric Outcomes Data Collection RCT Randomized Controlled Trial ROM Range of Motion SF-36 Short Form Health Survey VAS Visual Analog Scale
77
Bijlage 3 Enquete NVK 2012
5
Periode van 06-07-2012 (14:09) t/m 23-08-2012 (23:54). Aantal resultaten: 248. Item 1 t/m 6: persoonsgegevens [verwijderd]. Item 25 t/m 46: vragen met betrekking tot NVK [verwijderd].
10
7. In welk ziekenhuis is/wordt uw kind behandeld? Antwoord Sophia kinderziekenhuis Rotterdam Catharina Ziekenhuis Eindhoven AZM Maastricht WKZ Utrecht WKZ VUmc Sophia Kinderziekenhuis Juliana Kinderziekenhuis Den haag CWZ Nijmegen VU Amsterdam Wilhelmina ziekenhuis in Assen Sophia in Rotterdam Medisch Centrum Alkmaar Westfries Gasthuis te Hoorn UMCG Groningen Amc Amphia Breda MMC Veldhoven Rijnstate, Arnhem Academisch Ziekenhuis Maastricht Aantal keer beantwoord: Aantal keer overgeslagen:
8.
Wie is uw zorgverzekeraar? Antwoord Aegon Zorgverzekering Aevitae Agis AnderZorg Avero Achmea Azivo AZVZ Confior CZ De Amersfoortse De Friesland Zorgverzekeraar De Goudse
78
Aantal keer 6 5 5 5 4 4 4 3 3 3 2 2 2 2 2 2 2 2 2 2 239 9
Aantal keer 0 2 15 2 6 0 1 0 40 1 4 0
% vraag 3% 2% 2% 2% 2% 2% 2% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1%
% vraag 0% 1% 6% 1% 3% 0% 0% 0% 17% 0% 2% 0%
% totaal 2% 2% 2% 2% 2% 2% 2% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 96% 4%
% totaal 0% 1% 6% 1% 2% 0% 0% 0% 16% 0% 2% 0%
Delta Lloyd Diavitaal DSW DVZ Achmea FBTO Fortis ASR Groene Land Achmea Interpolis ZorgActief IZA Zorgverzekeraar IZZ Zorgverzekeraar Lancyr Menzis Nationale Nederlanden OHRA ONVZ OZ OZF Achmea PNO Ziektekosten Pro Life PWZ Achmea Salland SIZ Stad Holland Zorgverzekeraar Trias Unive VGZ VVAA Zilveren Kruis Achmea Zorg en Zekerheid Zorgverzekeraar UMC Anders, namelijk Aantal keer beantwoord: Aantal keer overgeslagen: Anders, namelijk Aantal keer IAK IAK (afgeleid van VGZ verzekering) IAK Verzekeringen (www.iak.nl), via VGZ Kiemer nvt Onbekend Turien Turien en co UMC Zorgverzekering
5 79
5 0 3 0 6 0 4 5 9 9 0 21 0 5 11 0 1 0 0 0 0 0 1 2 11 22 1 29 6 2 10 234 14
2% 0% 1% 0% 3% 0% 2% 2% 4% 4% 0% 9% 0% 2% 5% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 1% 5% 9% 0% 12% 3% 1% 4%
2 1 1 1 1 1 1 1 1
2% 0% 1% 0% 2% 0% 2% 2% 4% 4% 0% 8% 0% 2% 4% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 1% 4% 9% 0% 12% 2% 1% 4% 94% 6%
Algemene vragen met betrekking tot uw kind en de behandeling 9.
2
Is uw kind een jongen of een meisje? Antwoord Jongen Meisje Aantal keer beantwoord: Aantal keer overgeslagen:
Aantal keer 157 77 234 14
% vraag 67% 33%
% totaal 63% 31% 94% 6%
10. Heeft uw kind 1 of 2 klompvoetjes? Antwoord 1 2 Aantal keer beantwoord: Aantal keer overgeslagen:
Aantal keer 93 141 234 14
% vraag 40% 60%
% totaal 38% 57% 94% 6%
11. Wat is de geboortedatum van uw kind? Antwoord 03-09-2003 27-08-2007 29-09-2007 12-06-2001 23-09-1999 27-09-2011 22-01-2005 23-09-2002 23-10-2006 13-01-2004 04-07-2008 13-02-2008 07-03-2011 01-11-2011 13-04-2006 13-01-2007 21-03-1999 19-11-2010 19-08-2010 11-10-2006 Aantal keer beantwoord: Aantal keer overgeslagen:
Aantal keer 2 2 2 2 2 2 2 2 2 2 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 229 19
% vraag 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 0%
% totaal 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 1% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 0% 92% 8%
12. Komen klompvoetjes vaker bij u in de familie voor? Antwoord Ja Nee Aantal keer beantwoord:
Aantal keer 47 181 228
% vraag 21% 79%
% totaal 19% 73% 92%
5
10
80
Aantal keer overgeslagen:
13. Volgens welke methode is/wordt uw kind behandeld? Antwoord Turco Ponseti Combinatie van Turco/ Ponseti Aantal keer beantwoord: Aantal keer overgeslagen:
20
Aantal keer 76 94 41 211 37
8%
% vraag 36% 45% 19%
% totaal 31% 38% 17% 85% 15%
5 14. Bent u betrokken bij het maken van de keus tussen de verschillende behandelingen? Antwoord Aantal keer % vraag Ja 101 44% Nee 96 42% Anders, namelijk 33 14% Aantal keer beantwoord: 230 Aantal keer overgeslagen: 18 Anders, namelijk Aantal keer Als eerste hebben wij een arts uitgezocht die volgens Ponseti werkte, later werden wij doorverwezen naar Assen en volg je automatisch zijn behandelmethode, revalidatiearts is op verwijzing van de huisarts Andere. behandeling is al langer geleden Arts gaf voledige beschrijving van de operatie. Artswissel en dus een verschillende opvatting Behandelmethode is door de artsen uitgezet. En door ons ter kennisgeving aangenomen. Wij hebben zelf geen vragen gesteld over de verschillende behandelingen en ze zijn ons volgens mij ook niet voorgelegd. Beleid ziekenhuis was Turco. Later nog Ponseti. De arts heeft info gegeven over behandel methode en wat hij juist achte voor de kleine. De arts heeft wel alles met ons doorgesproken maar noemde het Ponseti terwijl het dat niet 10% is. Deels Destijds werd nog geen Ponseti gedaan, maar posterio release Eerst niet maar na de second upinion wel met de andere arts Er is gekeken wat voor hem het beste was Er was geen sprake van een keuze. In het St. Jansdal wordt standaard de Ponseti methode toegepast. Deze methode had (toevallig) ook onze voorkeur na alles wat we er van te voren over gelezen hadden. In regio Rotterdam kregen we de turcobehandeling aangeboden, we wilden zelf de poinseti-methode Kennis gemaakt met de ortophees e Mijn zoon heeft operatie gehad pees verleninging Mijn zoon was al geopereerd in China, vóór de adoptie Mogelijkheid van Ponsetti niet door artsen aan ons voorgelegd werd destijds nog zeer beperkt gedaan in Nederland Na gipsperiode van 7 maanden bleek operatie evengoed noodzakelijk Niet echt omdat er geen informatie was Niet in Den Haag, wel in Rotterdam en Nijmegen
81
1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1 1
1 1 1 1 1 1 1 1
% totaal 41% 39% 13% 93% 7%
Omdat onze dochter al bijna 2 was toen we ze adopteerden, is ze toen pas 1 geopereerd. Daarvoor is ze in Colombia met gipswissels behandeld Overgestapt naar andere orthopeed 1 Pas bij geboorte ontdekt 1 Ponsetibehandeling werd ons al aangeraden en we werden weinig geinformeerd 1 over de andere methodes. Ponsetti nog onvoldoende bekend toentertijd 1 Ponsetti was nog geen optie 1 Toen was er geen keus 1 Turco is niet met ons besproken 1 Was op dat moment niet zo veel nog mogelijk, wel onder akupuntuur onder narcose 1 Wij hebben zelf bewust voor Ponseti gekozen en zijn daarom naar ZGT Hengelo gegaan. Wij zijn overgestapt van zwolle naar assen Zelf besloten waar behandeling plaatsvond
15. Wat vindt u het belangrijkst bij het kiezen van een behandelend arts? Antwoord Aantal keer Ervaring 7 Deskundigheid 6 Ervaring met klompvoetjes 2 Vertrouwen 2 Contact met de arts en professionaliteit, maar ook de 1 bereikbaarheid. Zeker net na de geboorte is veel en ver reizen bezwaarlijk. Ik ging soms wel 2 of 3 keer in de week langs in het ziekenhuis, dan is ver reizen erg belastend. Ervaring met het behandelen van klompvoeten 1 Deskundigheid, ervaring, sfeer, heldere communicatie 1 Zijn behandelmethode. Er is m.i. maar 1 geschikte methode en 1 dat is Ponsetti. Dat de meest kindvriendelijke behandeling gedaan wordt. Dat 1 deze ervaren is met de Ponsetibehandeling -. Dat hier controle op uitgeoefend wordt. Ja, de klik moet er zijn. En ik moet op een duidelijke manier 1 antwoord kunnen krijgen Goede referenties 1 Deskundigheid van de arts, dat hij weet waar hij mee bezig is. 1 Dat de gekozen behandeling het best past bij de situatie van 1 onze dochter. En dat de arts hier kundig in is. Mede vinden wij van belang dat de arts zich op de hoogte blijft houden van alle ontwikkelingen die er zijn op dit specifieke gebied. Ervaring en communicatie naar ouders Dat hij of zij weet wat hij/zij doet. Dat hij ervaring heeft met de behandeling. Dat hij ook goed met mensen kan omgaan. Dat deze de ouder erbij betrekt. In Nieuwegein wilde de arts tijdens de zwangerschap niet in gesprek gaan met ons als ouders, vandaar de keuze voor Amsterdam. Dat je niet iets opgedrongen krijgt Ponsetibehandeling, vertrouwen Kunde, serieus nemen, kwaliteit Dat hij ervaring heeft met Talus verticalus. Dat ik en mijn kind zich prettig voelen bij de arts.
82
1 1 1
% vraag 3% 3% 1% 1% 0%
% totaal 3% 2% 1% 1% 0%
0% 0% 0%
0% 0% 0%
0%
0%
0%
0%
0% 0% 0%
0% 0% 0%
1 1
0% 0%
0% 0%
1
0%
0%
1 1 1 1
0% 0% 0% 0%
0% 0% 0% 0%
Aantal keer beantwoord: Aantal keer overgeslagen:
222 26
16. Hoe belangrijk is voor u de reisafstand bij de keuze voor een ziekenhuis? Antwoord Aantal keer Ik ga altijd naar hetzelfde ziekenhuis, dat is vertrouwd. 38 Afstand is minder belangrijk. Ik vind het belangrijk dat het ziekenhuis waar de behandeling 9 plaatsvindt, dichtbij is. Ik ben bereid meer te reizen als een ander ziekenhuis betere 183 kwaliteit van zorg levert. Ik ben niet bereid meer te reizen, ook niet als de kwaliteit van 0 de zorg verder beter is. Aantal keer beantwoord: 230 Aantal keer overgeslagen: 18
90% 10%
% vraag 17%
% totaal 15%
4%
4%
80%
74%
0%
0% 93% 7%
5 17. Kunt u aangeven hoe tevreden u bent over de behandeling? Antwoord Aantal keer Zeer tevreden 122 Tevreden 97 Niet tevreden 6 Aantal keer beantwoord: 225 Aantal keer overgeslagen: 23
18. Kunt u aangeven hoe tevreden u bent over het resultaat (tot nu toe)? Antwoord Aantal keer Zeer tevreden 107 Tevreden 98 Niet tevreden 22 Aantal keer beantwoord: 227 Aantal keer overgeslagen: 21
% vraag 54% 43% 3%
% totaal 49% 39% 2% 91% 9%
% vraag 47% 43% 10%
% totaal 43% 40% 9% 92% 8%
10 19. Wat kan wat u betreft anders/ beter ten aanzien van de behandeling van klompvoetjes? Antwoord Aantal keer % vraag Geen idee 5 3% ? 3 2% Geen idee. 3 2% 3 2% N.v.t. 2 1% Niet veel. de klompvoeten zijn stug en vereisen veel aandacht 1 1% - Orthopeden moeten realistisch zijn over hun deskundigheid 1 1% en wel of niet kiezen voor behandeling van klompvoetjes. Je kunt het niet af en toe doen. - In alle gevallen eerst beginnen met Ponseti. Opereren kan in later stadium altijd nog. - Alleen snijden/opereren als er gegronde reden voor is. - Overal een goed team van orthopeed, gipsverbandmeester en instrumentmaker - aandacht voor stress voor baby, bieden van rust en warme sfeer
83
% totaal 2% 1% 1% 1% 1% 0% 0%
Niets! 1 Meer controle voor Ponseti. Veel orthopeden zeggen volgens 1 die methode te behandelen, maar wijken na de gipsperiode af van het protocol. Huidverbetering, veel kast van eelt 1 Wij hebben in het begin erg veel moeite gehad met de 1 schoentjes, zoon heeft ook een flinke drukplek gekregen en we werden naar ons gevoel op dat moment niet serieus genomen, onze eigen behandelende arts was op vakantie en er zou geen andere arts zij die even kon kijken. Gevolg.. 2 weken geen brace aan gehad Informatie voorziening kan uitgebreider van de verening. 1 Communicatie en voorlichting voor de ouders in het gehele 1 traject. grotere betrokkenheid bij de behandeling Communicatie vooraf, voorleggen van de verschillende 1 behandelmethodes( nooit over Ponseti gesproken) Het ging allemaal erg vluchtig de afspraken met arts en er werd niet rustig uitgelegd waardoor je als ouder onzeker wordt en wij besloten hebben een second opinion aan te vragen in A'dam waar uitgebreid en rustig op onze vragen werd ingegaan, er goed naar het kind werd gekeken, laten rennen in onderbroekje zodat niet alles wordt weggewuifd onder de noemer "pakketje klompvoet" wat ook niet het geval was. A'dam was een verademing en eindelijk kon ik me berusten in de behandeling! Dit na 4 jr. Geen idee. Ik ben geen arts. Toen onze zoon behandeld werd, 1 was er geen keus over welke behandeling, er was maar één behandeling. Volgens zijn huidige arts zou er een beter resultaat geboekt zijn als onze zoon nu geboren was... Wij moesten zelf op zoek gaan naar informatie. In het 1 ziekenhuis waar ik bevallen ben, was deze niet direct voor handen. Dit zou veel beter kunnen. Misschien meer toegepast leesvoer voor ouders - tips & trucks 1 - meest voorkomende symptomen (bijv. plooien in de huid en/of vreemde nagels - wat te doen)etc. Niets is goed zo 1 Meer informatie en begeleiding, UMCG was erg slecht, vooral 1 de schoenmaker. Bijna operatie uitgevoerd, door nalatigheid Bij vraag 18 staat niet tevreden. dat is alleen voor het feit dat 1 de voet na 2 operatie toch niet de gewenste staan heeft gekregen. Er is wel alles aan gedaan om het zo goed mogelijk te krijgen. Aantal keer beantwoord: 186 Aantal keer overgeslagen: 62
1% 1%
0% 0%
1% 1%
0% 0%
1% 1%
0% 0%
1%
0%
1%
0%
1%
0%
1%
0%
1% 1%
0% 0%
1%
0%
20. Wat is na de behandeling (t/m 4e jaar) nog te zien/merken aan de voet/het onderbeen? Antwoord Aantal keer % vraag NVT 3 1% Spitsstand 1 0% - Voetjes is iets kleiner - onderbeen iets smaller - teentjes 1 0% wijzen iets naar binnen - kelin mini littekentje Niets! 1 0% Ja. Veel littekens en veel dunnere onderbeen 1 0% Kind is pas 10 maanden 1 0%
84
75% 25%
% totaal 1% 0% 0% 0% 0% 0%
Voet is wat zwakker en het litteken is zichtbaar. Onderbeen is dunner en voet staat nog wat naar binnen. de 2e teen staat over de grote teen heen. Motorisch iets minder vaardig, valt vaker en rent met de benen wat verder uit elkaar Smaller onderbeen, kleiner voetje 3 mt. Verschil. Zijn voeten zijn breder en platter dan bij een ander kind. Zijn voeten 'zakken door'. Voetje is kleiner dan het andere voetje. Onderbeen is iets slanker. Goede voet staat nog wat meer naar buiten. Nog niet van toepassing - Kind is pas 2 jaar Kuit dun en iets naar binnen draaien voetje Niet veel, dun onderbeen Voetje iets anders, kleiner, ze loopt met voetjes naar buiten. Voet heeft een ander vorm. Hij heeft nog veel pijn bij lange afstanden lopen. Kuiten zijn dun. Een voet is te ver naar buiten gezet ( te laat bijgesteld) en andere voet is stugger.
1 1
0% 0%
0% 0%
1 1
0% 0%
0% 0%
1
0%
0%
1 1 1 1 1
0% 0% 0% 0% 0%
0% 0% 0% 0% 0%
1
0%
0%
0%
0%
0%
0%
0%
0% 91% 9%
% vraag 29% 3% 2% 2% 1% 1% 1% 1% 0% 0% 0% 0%
% totaal 27% 3% 2% 2% 1% 1% 1% 1% 0% 0% 0% 0%
0% 0% 0%
0% 0% 0%
0%
0%
0%
0%
Hij loopt met zijn klompvoet een beetje naar binnen, dunne 1 kuit, 3 maten verschil, moeite met evenwicht(later zonder zijwieltjes fietsen), springen en huppelen ging niet, coordinatie tussen armen en benen was verstoord tijdens de zwemles, hiervoor fysiotherapie gehad. Hele slechte voeten. Kan niet lang lopen. Loslopen is zo wie zo 1 lastig. Kan elleen lopen met aangepaste laarzen, niet met schoenen. Kan niet renne. Fietsen alleen op electrische fiets Dunne onderbenen, voet zakt door 1 Aantal keer beantwoord: 225 Aantal keer overgeslagen: 23
21. Verwacht u dat in de toekomst nog een ingreep nodig is voor beter resultaat? Antwoord Aantal keer Nee 66 Ja 7 Nee. 5 Misschien 4 Ja. 3 Weet ik niet 2 Nvt 2 ? 2 Huidtransplantatie en stabilisatie van de enkels 1 Zoals onze behandelde arts nu kan zien is het dik in orde 1 Op dit moment niet. 1 Nee, misschien cosmetisch mocht de trend zich voortzetten 1 dat alles steeds meer om het uiterlijk draait Dus de kuit opvullen. Nee waarschijnlijk niet. 1 Hopelijk niet nodig 1 Hij heeft op 13 jarige leeftijd nog een operatie gehad. Het 1 resultaat is niet beter geworden. Is nu niet in te schatten. Is nu net 4 en uit de nachtspalk. Er is 1 nu nog geen verschil te merken en het gaat goed, maar ik weet niet wat er gaat komen in de toekomst. Alleen wellicht in toekomst artrodeze 1
85
Hopelijk geen ingreep meer nodig, mogelijk wel steun bij de emotionele verwerking en bij de fysieke aanpassing. Die verwachting is er vooralsnog niet. Ja, de pijn voor mijn kind is ondraaglijk elke dag weer. Aantal keer beantwoord: Aantal keer overgeslagen:
22. Heeft uw kind orthopedische schoenen nodig? Antwoord Ja Nee Aantal keer beantwoord: Aantal keer overgeslagen:
1
0%
0%
1 1 225 23
0% 0%
0% 0% 91% 9%
Aantal keer 51 171 222 26
% vraag 23% 77%
% totaal 21% 69% 90% 10%
% vraag 19% 1% 1% 0%
% totaal 17% 1% 1% 0%
0%
0%
0%
0%
0%
0%
0% 0% 0%
0% 0% 0%
0%
0%
0%
0%
0% 0%
0% 0%
0%
0%
0%
0%
5 23. Welke gevolgen hebben de klompvoetje voor u in uw dagelijks leven? Antwoord Aantal keer Geen 43 geen gevolgen 3 Geen. 2 Niet heel erg veel, af en toe beperkte mobiliteit 1 (wandelen) en zoektocht naar juiste behandeling Dat we af en toe een knal krijgen met de brace als we op de 1 bank in slaap gevallen zijn of als kind bij ons in bed slaapt. Geen, motorische ontwikkeling gaat gewoon door. Ook geen 1 last van de brace Minder lang op de been. Na een dag met veel lopen - bv. 1 Festival- dan kan ik een paar dagen minder goed lopenf Geen.... 1 Afstanden lopen is moeizaam. En evenwicht is niet super. 1 Eigenlijks niets meer. Onze zoon doet alles, maar kan 1 bepaalde dingen wat minder goed. Wandelingen van een dag zullen we niet snel maken, want dan haakt hij af. Het bedritueel is anders bij ons vanwege de brace. Daarnaast 1 moet je een stukje extra zorg overdragen aan de kinderopvang en de oppas. Ze moeten wel op de jusite wijze de brace om doen. Daarnaast hebben we iets meer ziekenhuisbezoekjes dan anderen. In het begin van de behandeling was het gevolg groter. Tijdens de kraamtijd ga je elke week naar het ziekenhuis. Nul, behalve dan het brace-je aandoen elke avond, maar dat is 1 nu onderdeel van het dagelijks slaapritueel Nog niet, alleen schoentjes aan doen 1 Kind is motorisch beperkter. Heeft bij lange afstanden een 1 rolstoel nodig. Kind heeft snel vermoeide benen en wil daarom niet altijd 1 verder lopen. Het lopen kost hem zichtbaar meer kracht/inspanning dan een ander kind van zijn leeftijd. Vaak maken wij bij het lopen van langere afstanden dan ook gebruik van een looopfietsje. Dit maakt het voor iedereen prettiger. Weinig tot geen, het hoort bij mijn zoon, hij heeft geen 1 beperkingen
86
Grote gevolgen: niet mee kunnen doen met gym, niet kunnen 1 sporten ( ook niet zwemmen of paardrijden), niet lang lopen, geen rugzak kunnen dragen, alleen autorijden in automaat en korte afstanden. Kan alleen in benedenhuis wonen of woning met flat ivm moeite met traplopen. Lang reizen voor baan is ook moeilijk. Houterige motoriek, snellere vermoeidheid in de benen. 1 Bijna niets. Misschien iets sneller moe. Niet alle schoenen uit 1 winkel zitten lekker. Slapen met nachtspalk zorgt voor iets minder ontspaning. Even een plasje doen 's nachts is minder handig en bij papa en mama in bed met spalk is niet comfortabel. Onze zoon moet dagelijks nadenken over ds fysieke 1 inspanning die op het programma staan (sporten, gymmen, buitenspelen) en bepalen of hij dat wel aan kan. Hij heeft moeten stoppen met hockey en gaat (sinds 6 maanden) niet meer voetballen met zijn vriendjes. Nu is hij keeper, maar daar kan hij zijn energie onvoldoende in kwijt.. Door zwemmen proberen we hem dan toch een sport te laten doen die beter bij zijn fysieke gestel past, emotioneel wil hij veel liever op het hockeyveld staan. Dat is een ingewikkelde spagaat voor hem. Op schoolkamp ging hij op de fiets, als de rest ging lopen. Hij moet zorgen dat hij vaak op goede en gezonde schoenen loopt, in plaats van op de sportschoenen die zijn vrienden dragen. klasgenoten maken daar opmerkingen over. Hij kan niet op sportkamp, wat hij wel graag wil. Dat zijn grote gevolgen voor een puber. Aantal keer beantwoord: Aantal keer overgeslagen:
0%
0% 0%
0% 0%
0%
0%
227 21
24. Wat vindt/ vond u belangrijk bij het ziekenhuisbezoek? Antwoord Aantal keer Iemand te spreken die ruime ervaring heeft met klompvoeten 1 = specialisatie - De positieve sfeer. Zelfverzekerde en ervaren mensen, 1 humor, aandacht voor ons verhaal. - Dat je niet al te lang hoeft te wachten (zeker als je met meerdere kinderen komt) Speelhoekje voor kinderren - Mogelijkheid voor borstvoeding (rustig hoekje) en baby in bad doen - Na geklieder met gips even kunnen schoonmaken (kind en ouders) Dat er geen lange wachttijden zijn met een baby. In Eindhoven 1 begrijpen ze dat perfect! Verbetering van de kwaliteit van de klompvoeten 1 Dat we altijd vriendelijk te woord worden gestaan en dat we 1 alle tijd krijgen om vragen te stellen Vertrouwen in de arts. En dat ze weten wat ze doen! 1 Dat wij als volwaardige gesprekspartners worden betrokken in 1 de behandeling en de te nemen beslissingen. Menselijke benadering en rustige benadering. Nu moest je alle 1 vragen opschrijven anders stond je binnen 1 min weer buiten terwijl je naar de afspraken toeleeft om te horen hoe het met je kind gaat. Informatie over het verloop. Informatie over verwachtingen. 1 De rust en ruimte die er toch gecreerd werd en het feit dat er 1 nooit lange wachttijden waren.
87
0%
92% 8%
% vraag 0%
% totaal 0%
0%
0%
0%
0%
0% 0%
0% 0%
0% 0%
0% 0%
0%
0%
0% 0%
0% 0%
Heldere uitleg van de behandeling (eerste bezoek) en vriendelijkheid van personeel in de gipskamer - vriendelijk, vrolijk en ze geven je de ruimte en tijd om je ding te doen (aan- uitkleden, in bad doen etc.) Goed Prima eerste opvang door gynaecoloog, die ons doorverwees naar kinderarts, die ons informeerde over de te volgen stappen en alles regelde met orthopeed. hierdoor waren we voor geboorte van tom al goed geïnformeerd en was alles al geregeld. tijdens behandeling: orthopeed gaf ons het gevoel zeer toegewijd te zijn en het personeel in de gipskamer was altijd er vriendelijk en behulpzaam Serieus nemen, uitleggen, het is best een heftige aandoening, maar je krijgt niet v een informatie of begeleiding. Wordt aan het lot overgelaten. In Hengelo gaat het al veel beter Dat er goed naar ons geluisterd werd. En onze zorgen serieus genomen worden Contact en mogelijkheden tot overleg met de arts over de situatie. Rust en en goede uitleg over wat er ging gebeuren. Goede inschatting van probleem ( ver te zoeken bij de meeste orthopeden) Communicatie en zorg, maar ook op je gemak stellen van ouder en kind. Naast de kennis van de behandelaars, de rust, ruimte en aandacht die de behandelaars hebben voor jou en je kind en het beantwoorden van alle vragen Aantal keer beantwoord: Aantal keer overgeslagen:
88
1
0%
0%
1 1
0% 0%
0% 0%
1
0%
0%
1
0%
0%
1
0%
0%
1 1
0% 0%
0% 0%
1
0%
0%
1
0%
0%
219 29
88% 12%
Bijlage 4 Klompvoetdebat 10 juni 2011 NVK, verslag
5
Verslag Lunchbijeenkomst 10
Klompvoetjes: op naar de volgende stap
15
20
Ter gelegenheid van 25 jaar Nederlandse Vereniging Klompvoetjes Utrecht, 10 juni 2011 Rechte en pijnvrije voetjes in normale schoenen Wat mogen ouders en kinderen tegenwoordig verwachten van de behandeling van klompvoetjes? En wat moet er in een nieuwe behandelingsrichtlijn komen te staan? Over deze en andere vragen ging het tijdens de bijeenkomst die de Nederlandse Vereniging Klompvoetjes begin juni 2011 organiseerde, ter ere van haar vijfentwintigjarig bestaan. Een vijftiental medische professionals uit het hele land bespraken de ontwikkelingen in de medische wetenschap, onder leiding van voorzitter Alexander Pechtold.
25
30
35
40
"Dat iedereen hier vanmiddag is gekomen, beschouwen we als een groot cadeau voor ons 25-jarig jubileum", zegt Sacha Margés, bestuurslid van de Nederlandse Vereniging Klompvoetjes, in haar welkomstwoord. De aanwezigen komen uit het hele land, van Maastricht tot Groningen en van Enschede tot Rotterdam. Orthopeden, gipsmeesters, een instrumentenmaker, een schoentechnicus en een kinderfysiotherapeut praten tijdens een lunchbijeenkomst in Utrecht over de ontwikkelingen in de behandeling van klompvoetjes. Onder leiding van Alexander Pechtold, D66-fractievoorzitter, die zelf een kind met klompvoetjes heeft. Hij was lid van de patiëntenvereniging en bij het opzeggen van het lidmaatschap, omdat zijn kinderen al wat ouder zijn, "zei mijn vrouw dat als we ooit iets voor de vereniging kunnen doen, ze ons mochten bellen. U ziet hoe het bij ons thuis gaat: ik zit nu hier, mijn vrouw niet". Deelnemers - Catharina Ziekenhuis Eindhoven: Arnold Besselaar (orthopeed); - Catharina Ziekenhuis Eindhoven: Theo van den Broek (gipsverbandmeester); - Eemland Orthopedie Techniek: Jos Dölle (instrumentmaker); - Erasmus Medisch Centrum Rotterdam: Gert Bessems (orthopeed); - Praktijk Kinderfysiotherapie Raalte: Jacqueline Lohle (kinderfysiotherapeut); - Loopvisie: Rob Jansen (orthopedisch schoentechnicus); 89
5 -
10
-
15
-
20
25
30
35
40
45
Maastricht UMC: Heleen Staal (orthopeed); Medisch Spectrum Twente: Elgun Zeegers (orthopeed); Nederlandse Orthopaedische Vereniging: Chris van der Togt (directeur Bureau NOV); Nederlandse Patiënten en Consumenten Federatie: Jopie Verhoeven (bestuursvoorzitter); Nederlandse Vereniging Klompvoetjes: Sacha Margés, Robert Boekestijn en Ellen ten Broecke; Sophia Kinderziekenhuis Rotterdam: Ad Diepstraten (orthopeed); Streekziekenhuis Midden-Twente: Hans-André Schuppers (orthopeed); UMC Utrecht: Ralph Sakkers (orthopeed en voorzitter Werkgroep Kinderorthopedie NOV); VUMC: Melinda Witbreuk (orthopeed); VUMC: Hans van der Sluijs (orthopeed); VUMC: Ruud Gronloh (gipsverbandmeester); UMC Groningen: Patrick Maathuis (orthopeed).
Patiëntenverenigingen maken de zorg beter Vier onderwerpen staan tijdens de bijeenkomst centraal. De eerste gaat over de rol van patiëntenverenigingen. Jopie Verhoeven, voorzitter van de Nederlandse Patiënten en Consumenten Federatie (NPCF), leidt het onderwerp in door te stellen dat patiëntenverenigingen staan voor keuzevrijheid, solidariteit en kwaliteit. "Patiënten maken de zorg beter door hun ervaringen te delen en doordat ze een rol willen en kunnen spelen als medebehandelaar. Met wederzijds respect voor en met de medisch behandelaar." Patiënten en hun naasten hebben ervaringskennis en die kennis wordt gebundeld op www.zorgkaartnederland.nl, vertelt ze. Patiëntenverenigingen geven de patiënt een stem op de zorgmarkt en gaan een belangrijke rol spelen in de zorginkoop, voorspelt ze. "Om die rol goed te kunnen vervullen, is een uniforme behandelrichtlijn nodig. Voor klompvoetjes is die discussie nu in de beroepsgroep gaande, begrijp ik. Het is belangrijk dat daarin de ervaring van patiënten en hun ouders meegenomen wordt. Ik hoop dat we deze richtlijn snel kunnen publiceren op www.kwaliteitskoepel.nl." Een uniforme richtlijn leidt volgens haar tot een betere kwaliteit van zorg en het biedt patiënten de mogelijkheid om te kiezen. De NCPF hanteert het adagium 'zorg dichtbij als het kan, verder weg als het beter is'. Verhoeven: "Uit ons onderzoek blijkt dat patiënten voor goede zorg best een stuk willen reizen, maar dat de nazorg wel in de omgeving geregeld moet zijn. Dat vraagt om goede samenwerking in de keten." Verhoeven zou graag zien dat de Nederlandse Vereniging Klompvoetjes de kritische dialoog tussen ouders en medisch specialisten zou stimuleren. "Het is best lastig om zo'n dialoog te voeren, beide partijen zullen daar aan moeten wennen. Maar het is ook belangrijk, want het resultaat wordt er beter van en mensen zijn eerder bereid om mee te werken aan vervelende behandelingen." Volgens Ralph Sakkers, orthopeed en voorzitter van de Werkgroep Kinderorthopedie NOV, wordt die dialoog in veel ziekenhuizen al gevoerd. "Dat gaat ver, zelfs de vakantieplanning wordt besproken. Deze weg is dus al ingeslagen." Wel 90
5
10
15
20
25
ziet hij een verschil tussen de diverse generaties. Zowel de ouders als de specialisten worden mondiger, "dat is een natuurlijk proces dat nu gaande is". Arnold Besselaar, orthopeed in het Catharina Ziekenhuis Eindhoven, stelt dat de meeste ouders bijzonder goed geïnformeerd zijn als ze bij de specialist komen. Volgens Gert Bessems, orthopeed in het Erasmus Medisch Centrum Rotterdam, heeft dat ook een keerzijde: "Het kost veel inspanning om ouders te overtuigen van het nut van een andere behandeling dan de Ponsetibehandeling." Verhoeven bepleit goede ketensamenwerking, zodat patiënten nazorg in hun eigen omgeving kunnen krijgen. Deze ketenzorg bestaat voor klompvoetjes al twintig jaar, stelt Ad Diepstraten, orthopeed in het Sophia Kinderziekenhuis Rotterdam. Alexander Pechtold vertelde in zijn inleiding dat de klompvoetjes bij zijn eigen kind pas heel laat werden ontdekt, omdat de huisarts het niet signaleerde. Diepstraten reageert daarop: "U heeft wel heel veel pech gehad. Meestal ziet de gynaecoloog of de verloskundige het al." Tegenwoordig wordt bij de 20-wekenecho al een diagnose gesteld en komen de ouders nog voor de bevalling bij de specialist. Met die ketenzorg lijkt het dus wel goed te zitten, al plaatst Besselaar een kanttekening: "Nog niet alles is perfect. Maar tussen nu en pakweg vijf jaar geleden zie ik al een heel groot verschil." Hij kaart ook aan dat het consult met ouders voor een nog niet geboren kind soms lastig ligt als het gaat om de vergoeding (in DBC's). "Ik vind dat consult erg belangrijk, maar moet daar soms wel voor knokken." Is de zorg in elk ziekenhuis even goed? Die vraag komt ook ter sprake. Er wordt geopperd dat de patiëntenvereniging haar leden naar hun ervaringen kan vragen. De deelnemers zijn daar echter huiverig voor. "Welke criteria ga je dan hanteren?" vraagt Patrick Maathuis, orthopeed bij UMC Groningen. Heleen Staal, orthopeed bij Maastricht UMC, wijst erop dat niet alle klompvoetjespatiënten lid zijn van de vereniging. Toch ziet de vereniging wel iets in het doen van een kwaliteitsonderzoek, al zal dat eerder een informerend dan een wetenschappelijk onderzoek zijn. Verhoeven biedt aan om het enquêtetool van de NPCF ter beschikking te stellen, "als verjaardagscadeautje aan de vereniging."
30
35
40
45
Wat mogen ouders verwachten? Welke verwachtingen mogen ouders hebben van de behandeling van hun kind met klompvoetje(s)? Melinda Witbreuk, orthopeed bij VUMC, is er duidelijk in: "Rechte en pijnvrije voeten en in normale schoenen." Ze zegt erbij dat dat niet voor honderd procent zal lukken, want "stugge klompvoetjes" bestaan. Sakkers vult haar aan: "Er is inderdaad een klein percentage dat niet reageert op de behandelingen. Je kunt daar overigens een goede inschatting van maken, bijvoorbeeld als de voeten erg verschillend van grootte zijn. Negentig procent van alle behandelingen slaagt." De tien procent patiënten waar een behandeling niet het gewenste effect heeft, heeft vaak te maken met meerdere complicaties, zegt Diepstraten. Zoals een spierziekte. Een klompvoet blijft overigens altijd een klompvoet, zo stellen de aanwezige specialisten. Maar door ze te behandelen kunnen de meeste patiënten pijnvrij en op normale schoenen door het leven. "Je zult het wel altijd blijven zien, de voetjes blijven wat plomper en stugger", zegt Maathuis. "Helemaal verhelpen lukt inderdaad niet. Patiënten kunnen deelnemen aan alle normale activiteiten, zoals sport, maar een gouden medaille op de 91
5
10
15
20
25
evenwichtsbalk zullen ze niet halen", vult Diepstraten aan. Jacqueline Lohle is kinderfysiotherapeut en stelt dat er met de juiste begeleiding wel heel veel te bereiken is. "Op de website van de patiëntenvereniging zie ik voorbeelden van kinderen die bijvoorbeeld meedoen aan de wandelvierdaagse en ballet. Ik merk in mijn praktijk dat je met de juiste training van andere spiergroepen heel ver kunt komen." Overigens zijn er geen onderzoeken naar de effecten van dergelijke training en sport, daar zou Lohle graag verandering in zien. Rob Jansen, orthopedisch schoentechnicus bij Loopvisie, onderschrijft de uitspraken van de specialisten: "We zien nauwelijks meer vraag naar orthopedische schoenen voor klompvoeten, dankzij de huidige goede behandelmethoden. Wat we wel krijgen, zijn vragen van mensen die willen sporten, of van jongvolwassenen die gaan werken en daarvoor aangepaste schoenen nodig hebben." Robert Boekestijn, penningmeester en interimvoorzitter van de vereniging, stelt dat klompvoeten een "containerbegrip" zijn geworden. "We zouden eigenlijk toe moeten naar andere benamingen en een indeling van de groep patiënten die met de huidige behandelingen niet volledig geholpen worden." Niet elke ouder met een kind met klompvoetjes is lid van de vereniging. Hoe komt dat? Volgens Besselaar hebben mensen schroom om lid te worden, "men moet al erg wennen aan het idee dat hun baby een klompvoetje heeft". Hij vindt overigens wel dat specialisten ouders moeten wijzen op het bestaan van de vereniging. Sakkers merkt op dat het geven van een folder of verwijzen naar de website niet altijd voldoende is: "We deden bij het UMC onderzoek naar laaggeletterdheid onder onze patiënten en zijn ons rotgeschrokken." Volgens recente cijfers zijn 800.000 Nederlanders analfabeet, een gegeven waar ook ziekenhuizen rekening mee moeten houden in hun communicatie. Het UMC formuleert nu beleid hoe het met deze groep omgaat, zegt Sakkers. Verhoeven vult aan dat patiëntenverenigingen moeten accepteren dat niet iedereen lid zal willen worden. "Je kunt ook andere vormen introduceren, zoals het donateurschap. Als vereniging lever je bovendien goede en betrouwbare informatie, je kunt mensen ook vragen om daarvoor te betalen. Dan hoeven ze niet per se lid te worden."
30
35
40
45
Op naar gespecialiseerde behandelcentra? Moet elk ziekenhuis klompvoetjes kunnen behandelen, of zijn gespecialiseerde behandelcentra met multidisciplinaire teams beter? Die vraag is volgens Sakkers achterhaald: "Centrering van zorgtaken is al gaande, voor allerlei ziektebeelden. Die ontwikkeling zie je dus ook in de behandeling van klompvoetjes." Volgens hem zal ook de marktwerking hier effect op hebben, omdat de behandeling van klompvoetjes relatief lang duurt en daardoor "economisch gezien niet past in elke praktijk". Ziekenhuizen die bijvoorbeeld zullen kiezen voor korte behandelingen, willen dan geen klompvoetjes meer doen. Binnen de beroepsgroep is al langer sprake van centrering en specialisatie, zegt hij: "De collega die alles doet, is aan het verdwijnen en binnen de beroepsgroep niet meer geaccepteerd. Dat is een grote verandering: vroeger was je een kneus als je niet alles kon, tegenwoordig is het andersom." Diepstraten sluit zich daarbij aan: "Je ziet nu al dat de meeste behandelingen in tien tot vijftien centra plaatsvinden. Die ene orthopeed die in de periferie aanrommelt, sterft binnen een paar jaar uit." Moet de beroepsgroep daarop wachten of moet men ingrijpen, vraagt 92
5
10
15
20
25
30
35
40
45
Hans-André Schuppers, orthopeed in het Streekziekenhuis Midden-Twente. Hij geeft het antwoord: "Als beroepsgroep zouden we moeten stellen dat een orthopeed minstens tien behandelingen per jaar moet doen. Als wij dat namelijk niet doen, dan komen de verzekeraars binnenkort met eisen." Dat is immers voor andere ziektebeelden al aan de gang. Schuppers: "Daar moeten we als beroepsgroep niet op wachten." Moet er dan ook een certificeringstraject komen vanuit de beroepsgroep, vraagt Chris van der Togt, directeur van het bureau NOV (Nederlandse Orthopaedische Vereniging). "Zeker", antwoordt Schuppers. Besselaar stelt dat een dergelijke discussie vijf jaar geleden ook is gevoerd en onder meer ging over de beste behandelmethode. Het is namelijk nodig om die vast te stellen, wil je tot een duidelijke certificering komen. "Wat de beste methode is, is een legitieme vraag maar ook een lange discussie. We kunnen daar niet nu het antwoord op geven", zegt hij. De discussie kan echter niet nog eens vijf jaar duren, reageert Verhoeven: "Want dan gaat de verzekeraar beslissen. Het lijkt mij beter als de beroepsgroep er samen met de patiëntenvereniging uitkomt." Pechtold vraagt wie het initiatief neemt om deze kar te trekken. Sakkers zegt dat de Werkgroep Kinderorthopedie van de NOV de handschoen oppakt: "We gaan werken aan een behandelrichtlijn en we maken een weloverwogen plan voor certificering en 'preferred partners' voor de behandeling van klompvoetjes. Het momentum is er, we kunnen aanhaken bij de algemene tendens van centrering in de zorg." De beroepsgroep zal overleggen met de patiëntenvereniging over vragen rond patiëntvriendelijkheid, zegt Schuppers. Diepstraten wijst op complicaties, want als je iets afspreekt over centra die klompvoetjes behandelen, dan raak je ook de behandeling van aanverwante ziektebeelden. "Dat komt later wel", antwoordt Schuppers. Debatvoorzitter Pechtold hamert het onderwerp af: "Dus na de zomer is er contact met de patiëntenvereniging en komt er een nieuwe bijeenkomst om de voortgang te bespreken?" Dat wordt afgesproken. Een nieuwe behandelrichtlijn De behandeling van klompvoetjes die nu in Nederland het meeste wordt toegepast, is de Ponsetibehandeling. Hierbij wordt het beentje in de juiste stand gegipst en worden later spalken gebruikt om de voet(jes) in de juiste stand te houden. Op het doorsnijden van de achillespees na, wordt er niet geopereerd. Het is niet de enige behandelmethode; er kan ook geopereerd worden, waarbij de voet in de juiste stand wordt gezet. De zogenoemde Turcomethode. Binnen de beroepsgroep van orthopeden bestaat enige onenigheid over de juiste methode, wat blijkt uit de discussie over de nieuwe behandelrichtlijn. Als de patiëntenvereniging samen met de beroepsgroep een nieuwe richtlijn opstelt, dan moet er gekozen worden voor een bepaalde behandeling, vindt men. Van de aanwezige specialisten heeft Diepstraten de meeste werkervaring, hij werkt al 27 jaar als orthopeed en behandelde 1500 kinderen met klompvoetjes. Hij schetst de geschiedenis van de behandeling: "Toen ik als derdejaars student in 1975 in het ziekenhuis kwam, werkte men met een gipsbehandeling en met speciale spalken. Dat werkte bij de meeste kinderen, maar bij 30 tot 35 procent kwam de klompvoet terug. Toen de Turcomethode bekender werd, gingen alle ziekenhuizen over op uitgebreide chirurgische behandelingen. Daarna werd de Ponsetibehandeling populair en nu passen bijna alle 93
5
10
15
20
25
30
35
40
45
ziekenhuizen die methode toe. Overigens is deze methode niet nieuw, Ponseti deed het in de jaren vijftig al in de VS. In mijn ogen verschilt de methode niet heel veel van de behandeling die we in Nederland in de jaren vijftig en zestig deden." Het Sophia Kinderziekenhuis hanteert een combinatie van beide behandelingen, vertelt hij. Men start met gipsen en maakt na een aantal weken röntgenfoto's, waarmee men de uitkomst van de behandeling kan voorspellen. Als het nodig is, volgt een operatie. "Bij zestig procent van de gevallen die een operatie nodig heeft, is dat alleen een ingreep aan de achillespees. In veertig procent van de gevallen wordt uitgebreider geopereerd." Volgens Diepstraten moet een derde van alle patiëntjes die alleen gegipst zijn, alsnog worden geopereerd als ze gaan lopen. "Het is dus onzin als er wordt beweerd dat er na Ponseti geen operatie meer nodig is." De controverse tussen Ponseti en Turco is volgens Diepstraten niet zo sterk als sommigen beweren, omdat beide behandelingen althans in Rotterdam gecombineerd worden. Besselaar stelt echter dat in de meeste gevallen de Ponsetibehandeling dezelfde resultaten geeft als uitgebreide voetchirurgie en dat dan de keuze op Ponseti moet vallen: "Ook als chirurg zeg ik dat als je moet kiezen tussen wel en niet opereren, je het mes in je zak moet houden." Een 'nadeel' van Ponseti is dat het relatief eenvoudig is uit te voeren, wat de eerder genoemde specialisatie van orthopeden in de wielen rijdt. Aan de ene kant is dit een groot voordeel, omdat zelfs niet-artsen in ontwikkelingslanden de methode succesvol kunnen toepassen. Aan de andere kant vindt de beroepsgroep in Nederland het wenselijk dat de behandeling van klompvoetjes door gespecialiseerde orthopeden –binnen een multidisciplinair team- wordt gedaan, omdat daarmee een hogere kwaliteit wordt behaald. Een probleem bij het vaststellen van de juiste methode is dat objectieve gegevens over het succes van de behandelingen ontbreken. De geneeskunde wil zoveel mogelijk 'evidence based' werken, dus op basis van ervaringen uit de praktijk. Schuppers wijst er echter op dat onderzoeken naar de effectiviteit van bepaalde methoden altijd worden uitgevoerd onder zeer strikte voorwaarden, die in een gewone ziekenhuisomgeving niet na te bootsen zijn. Zo is het succes van een behandeling van veel meer factoren afhankelijk dan van de gebruikte methode alleen. "Ik zie bijvoorbeeld vaak een terugval als ouders de spalk niet goed gebruiken. Ook dat moet je meenemen in een richtlijn", zegt Lohle. Als er een keuze gemaakt moet worden voor een bepaalde behandeling, dan stelt Schuppers Ponseti voor: "Opereren kan altijd nog." Met alle kanttekeningen die er bij onderzoek naar het succes van methoden te maken is, komt Ponseti nu als beste uit de bus, zegt Schuppers. Het ligt dus voor de hand om voor de nieuwe richtlijn Ponseti te kiezen. Maar moet je dan de hele methode precies volgen, of mag je er in bepaalde gevallen van afwijken, vraagt Bessems. Schuppers antwoordt: "Ponseti is Ponseti. We moeten dat volgen, want anders is het voor ouders niet meer herkenbaar. Je moet voorkomen dat er zoveel ruimte komt dat elke behandelaar alsnog kan doen wat hij wil." De aanwezigen neigen naar een nieuwe richtlijn op basis van Ponseti, zo is een conclusie. Staal wijst erop dat het goed is om te gaan zoeken naar de overeenkomsten tussen de verschillende methodes en van daaruit de richtlijn op te stellen. Bessems pleit voor het maken van een onderscheid tussen academische centra en regionale ziekenhuizen, omdat 94
de problematiek van de patiëntjes daar verschilt. Lohle kaart aan dat ook de nabehandeling in de richtlijn opgenomen moet worden en biedt aan daarbij te helpen. En Van der Togt vertelt dat de NOV een flink budget heeft voor kwaliteitsbeleid en dat het daarmee, indien gewenst, het begin van het opstellen van een nieuwe richtlijn kan ondersteunen. 5
10
15
"Laten we als uitgangspunt nemen dat we beginnen met Ponseti en dat een half jaar na deze behandeling eventueel Turco toegepast kan worden. Dat gebeurt nu al", zegt Witbreuk. Daar zijn alle aanwezigen het mee eens. En daarmee wordt deze lunchbijeenkomst afgesloten met een concrete afspraak: er komt een nieuwe behandelrichtlijn. Ook gaan de beroepsgroep en de patiëntenvereniging samen afspraken maken over centrering van behandelcentra en komt er een certificering voor orthopeden die klompvoetjes behandelen. Het is een bijzondere oogst van een bijzondere bijeenkomst, waarmee de Nederlandse Vereniging Klompvoetjes haar 25-jarig bestaan op een passende manier viert, namelijk door verder te werken aan een goede behandeling van en heldere informatie over klompvoetjes.
95
Bijlage 5 Methodologische checklijsten Hoofdstuk 4, uitgangsvraag: Wat is de optimale behandeling van klompvoet? Methodology checklist – intervention studies (observational) – NOTE: ONLY COMPARATIVE STUDIES ARE GRADED Research question: what is the optimal treatment for congenital idiopathic clubfoot? Study reference Was there a representative Was follow-up Was the outcome Were the Was loss to follow-up / and well-defined sample of sufficiently long and of interest defined treatments of incomplete outcome (first author, patients at a similar point in complete, and similar for and adequately interest adequately data described and year of the course of the disease? all treatments? measured? defined? acceptable? publication) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) Ponseti versus PMR Church et al, Yes Yes*1 Yes*2 Yes Unclear 2012 Clarke et al, 2011 Yes No*3 Unclear *2 Yes Unclear 6 Halanski et al, Yes Yes* Unclear*2 Yes Yes 2010 Ponseti versus Kite Segev et al, Yes No*3 No Yes Unclear 2005 Accelerated Ponseti versus Standard Ponseti Morcuende et al, Unclear No Yes Yes Yes 2005 Ponseti with AFO versus Ponseti with DBB Janicki et al, 2011 Unclear*8 Yes Yes Yes Yes *1intermediate follow-up (i.e. not into skeletal maturity) and difference in mean age (and length of follow-up?) between treatment groups *2no predefined criteria for outcome measure (surgical recurrence) *3short follow-up that differs per treatment group *4no data on bracing compliance *5multiple testing (without correction) *6potential selection bias with respect to outcome measure (severity of surgical recurrence) *7groups not comparable at baseline *8cohort with historic control, no data on clubfoot severity at baseline, but groups are likely to be comparable *9no data on bracing compliance
96
Was there statistical adjustment for all important prognostic factors?
Other limitations? (yes/no/un clear)
(yes/no/unclear) No
No
No*4 Yes
Yes*5 Yes*6
No*4
No
Unclear
Yes*7
Unclear*8
Yes*9
Methodology checklist – intervention studies (The criteria used in this checklist are adapted from GRADE) Research question: what is the optimal treatment for congenital idiopathic clubfoot? Study There was Participants receiving Care providers Outcome assessors Use of Selective outcome Loss to follow-up/ reference adequate care were kept ‘blind’ were kept ‘blind’ were kept ‘blind’ to unvalidated or reporting on basis incomplete outcome concealment of to treatment to treatment participants’ exposure intermediate of the results data described and (first author, allocation allocation allocation to the intervention outcomes acceptable year of (yes/no/unclear) publication) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) Ponseti versus posteromedial release Adegbehingb Yes No (not possible) No (not possible) Yes Unclear*1 No No*2 e et al., 2010 Zwick et al, No No No Unclear No No Yes 2009 Ponseti versus Kite Rijal et al, Unclear No No Yes No No Yes 2010 Sanghvi and Unclear No No No Yes*7 No Yes Mittal, 2009 Sud et al, No*8 Yes No Yes Yes No Unclear 2008 Accelerated Ponseti versus standard Ponseti Harnett et al, Unclear No (not possible) No (not possible) Yes No No Yes 2011 Ponseti with fiberglass casting versus standard Ponseti (Paris casting) Pittner et al, Unclear No No No No No Yes 2008 *1need for extensive surgery used as a proxy for treatment success but no information on foot function (and only short follow-up) *2patients with short follow-up were excluded; no information provided on these patients *3see (*2), if patients were excluded post-randomization, this is not an ITT analysis *4large age difference between groups at baseline and in length of follow-up at end of study *5very small study with multiple testing; trial stopped early for benefit *6several subgroups, low number of participants (short follow-up, no information on foot function) *7primary outcome measure (functional scoring system according to Atal et al, 1992) not validated, low number of participants (short follow-up) *8improper randomization method (alternating allocation) *9no functional outcome measure, short length of follow-up, primary outcome measure (treatment success based on physician’s judgment) not validated *10 short length of follow-up
97
Analysis by intention to treat
Other limitatio ns
(yes/no/un clear)
(yes/no/ unclear)
Unclear*3
Yes*4
Yes
Yes*5
Yes
Yes*6
Yes
Yes*7
No
Yes*9
Yes
Yes*10
No
Yes
Hoofdstuk 5, uitgangsvraag: Wat is het belang van patiëntgerelateerd prognostische factoren voor het behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? Table of quality assessment – prognostic studies Research question: which patient related risk factors predict outcome after use of the Ponseti method for treatment of idiopathic clubfeet? Study Was there a representative Was follow-up Was the outcome of Was the prognostic Was loss to follow-up / reference and well-defined sample of sufficiently long and interest defined and factor of interest incomplete outcome patients at a similar point in complete? adequately defined and data described and (first author, the course of the disease? measured? adequately measured? acceptable? year of (yes/no/unclear) publication) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) Zhang 2012 Yes Yes Yes Yes Yes Ramirez 2011 Yes Yes Yes Unclear*1 Yes Avilucea 2009 Yes Yes Yes Unclear*1 Yes Haft 2007 Unclear*3 Yes Yes Unclear*1 Yes Dobbs 2004 Yes Yes Yes Unclear*1 Yes studies below are also included in the evidence-table of UV-2 Clarke 2011 Yes Yes Unclear Yes Unclear Halanski 2010 Yes Yes Yes Unclear*1 Unclear Bor 2009 Yes Yes Yes Unclear*1 Unclear Changulani Yes Unclear Yes Unclear*1 Yes 2006 Ponseti 2006 Yes Unclear Yes Unclear*1 Yes Cooper 1995 Yes No*6 Yes Yes No*6 Morcuende Yes Unclear Yes Unclear*1 Yes 2005*5 Morcuende Yes Unclear Yes Unclear*1 Yes 2004 *1non-compliance of bracing not measured objectively, but based on parental report *2only univariate analysis, no correction for potential confounders (usually not possible due to small study size) *3parents chose between Ponseti and operative pathway, and only Ponseti patients were analyzed (potential selection bias) *4rates only, no statistical analysis provided *5this study compares Ponseti treatment with accelerated Ponseti treatment, and analyzes compliance with bracing in both treatment groups *6high loss to follow-up
98
Was there statistical adjustment for all important prognostic factors?
Level of evidence
(yes/no/unclear) No*2 No*2 No*2 No*2 No*2
B B B B B
No*2 Unclear No*2 No*4
B B B C
No*4 No*2 No*2
C B B
No*2
B
Hoofdstuk 6, uitgangsvraag: Wat is de plaats voor systematische screening naar dysplastische heupontwikkeling (DHO, DDH) bij kinderen met een idiopathische klompvoet? Table of quality assessment – prognostic studies (The criteria used in this checklist are adapted from: Altman DG (2001). Systematic reviews of evaluations of prognostic variables. In: Egger M, Smith GD, Altman DG (eds.). Systematic reviews in health care. London: BMJ Books; Laupacis A, Wells G, Richardson WS, Tugwell P (1994). Users' guides to the medical literature. How to use an article about prognosis. EvidenceBased Medicine Working Group. JAMA,272:234-7) Research question: Do idiopathic clubfeet associate with an increased risk of hip dysplasia? Study Was there a representative Was follow-up Was the outcome of Was the prognostic Was loss to follow-up / Was there statistical Level of reference and well-defined sample of sufficiently long and interest defined and factor of interest incomplete outcome adjustment for all evidence patients at a similar point in complete? adequately defined and data described and important prognostic (first author, the course of the disease? measured? adequately measured? acceptable? factors? year of (yes/no/unclear) publication) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) (yes/no/unclear) Canavese 2011 No*1 Yes Yes Unclear Unclear No B/C*3 2 Perry 2010 Yes Yes Yes Yes Yes No* C*2 5 2 Paton 2009 No* Yes Yes Yes Yes No* C*2 5 4 5 2 Carney 2006 No* Yes No* No* No No* C*2 5 4 5 2 Westberry No* Unclear No* No* Unclear No* C*2 2003 *1 reports on three studies: characteristics in this table concern the retrospective cohort study, severity of clubfoot not stated *2 non-comparative study (only patients with clubfeet included; DDH frequency compared to published data obtained in the general population) *3 retrospective cohort (level-B), case reports (level-C), review of literature data (level-B) *4 no clear classification of severity DDH *5 severity clubfoot not stated
99
Bijlage 6 Evidence-tabellen Hoofdstuk 4, uitgangsvraag: Wat is de optimale behandeling van klompvoet? Evidence table for intervention studies Research question: how should congenital idiopathic clubfoot be treated? Study Study Patient characteristics Intervention (I) reference characteristics Ponseti versus PMR (comparative studies) 2 RCTs / 3 cohort studies Church et al, Retrospective Inclusion criteria: I: Ponseti 2012 cohort; 2 diagnosis of isolated N=22 patients cohorts clubfoot treated from N= 35 clubfeet compared birth and minimum follow-up (post Group-1 (PMR) treatment) of 5 years; N=26 patients time period 1999–2003 N= 43 clubfeet 73% male recruited at 2 sites: Age 9.2 ± 1.3 y Ponseti site versus surgical site; all Group-2 (Pons) children who fitted the N=22 patients criteria were contacted Ponseti N= 35 clubfeet Ponseti with average 5 41% male Two groups were agecasts for 5 weeks; foot Age 6.3 ± 1.4 y matched but not abduction brace (FAB); matched according to 18/22 (82%) had Time period = severity (pre-operative percutaneous Achilles 1999 – 2003 data were not available tenotomies (initial for operative site) treatment) Relapse requiring Exclusion criteria: surgery: 3/35 (9%; 2 Setting/country: None mentioned with TATT, 1 TAL) ; total hospitals; USA relapse, requiring Groups comparable at additional casting or
100
Comparison / control (C)
Follow-up
Outcome measures and effect size
Level of evidence
Comments
C:Surgical (PMR) N=26 patients N= 43 clubfeet
Endpoint of follow-up: minimum 5 years
Treatment quality; gait, pedobarograph, physical examination, questionnaires, radiographs; relapse (requiring surgery)
Low number of patients; intermediate (no long-term) follow-up; retrospective comparison of 2 cohorts recruited and treated at different sites (potential confounding); groups differ (age at end of follow-up); functional evaluation
Authors conclude that Ponseti-treated group required fewer repeat surgical interventions, walked with a better quality of gait, showed better static alignment and foot mobility, and had better global functioning; residual deformity persists, but is much less severe in the Ponseti group
In addition, normative data were collected from a convenience sample of subjects with no reported foot deformity, motor disorder, or pain, and no observable gait deviations Surgical (PMR) Initially casted (3–4 casts), and then traditional PMR (Turco); casted with pins for 4 weeks and followed up with splinting Relapse requiring
Group-1 (PMR) Age at operation 10 months (range, 2-33 m); Age at end follow-up 9.2 ± 1.3 y Group-2 (Pons) Treated from birth; Age at end follow-up 6.3 ± 1.4 y For how many participants were no complete
Gait: kinematic analysis; multisegment foot model Pedobarograph: heel pressure and medial and lateral column pressures Physical examination: passive ROM, flexibility, static rotational
No reasons to upgrade the level of evidence
Note: almost no baseline
Source of funding, declaration of proprietary or financial interest: no conflicts of interest or sources of funding
baseline? No; possible difference in severity; age range similar but mean age differs; treated at 2 different sites Diagnosis: based on absence of other identified diagnoses; only idiopathic clubfeet included
surgery 5/35 feet (14%)
surgery: 14/43 feet (33%) required repeat surgical intervention 11/14 feet (79%; 26% of all clubfeet) required major surgery
outcome data available? Not mentioned (only patients with ≥5 years follow-up were included ..)
Minor = jointsparing; tendon lengthenings and transfers
Reasons for incomplete outcome data described? Not relevant
Major = jointopening procedures or boney realignment procedures
Significant differences between groups? Not relevant
alignment, manual muscle-testing strength Questionnaires: pediatric Outcomes Data Collection Instrument (PODCI; normal=100; higher=better); Activities Scale for Kids (ASK; normal=100; higher=better); clubfoot diseasespecific instrument (DSI; 10-40; higher=better QOL); Diméglio scale (0-20; lower=better) Radiographs: standing anteroposterior and lateral radiographs (: angles) Gait Pedobarograph Physical examination Radiographs Ponseti group had significantly better
101
See GRADEprofile per intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant studies together)
characteristics of the treatment groups are mentioned (considerable risk for confounding), and no data on brace compliance
Outcome measure = Treatment quality
Intermediate length of followup, i.e. not into skeletal maturity
Level of evidence = LOW
plantarflexion and dorsiflexion range, greater push-off power, less residual in-toeing; PMR group had significantly increased varus and decreased medial foot pressure, greater stiffness in dorsiflexion, plantarflexion, ankle inversion, and midfoot abduction and adduction; greater equinus and cavus and increased foot internal rotation profile (for details see full text) Questionnaires median (IQR) PODCI – global funct. I: 99 (5) C: 97 (8) P=0.008 ASK I: 98 (6) C: 93 (8) P= NS
102
DSI I: 12 (3) C: 16 (6) P<0.001 Diméglio scale I: 4 (3) C: 15 (7) P<0.001 Relapse Requiring surgery I: 3/35 feet (9%) C: 14/43 (33%)
Halanski et al, 2010
Prospective cohort N=55 patients N= 86 clubfeet Time period = Nov 2001 – Jan 2005 Setting/country: National children’s hospital; New
103
Inclusion criteria: newborns referred for clubfoot treatment; idiopathic clubfoot; only patients with ≥2 years follow-up were included in analysis Families chose randomization (9 families) or selected their choice of treatment (majority) based on information
I: Ponseti N= 26 patients N= 40 clubfeet
C:Surgical (PMR) N= 29 patients N= 46 clubfeet
Weekly intervals with above-the-knee casting (Ponseti); followed by percutaneous Achilles tenotomy and final cast for three weeks; abduction orthosis (open-toed, high-top shoes; M.J. Markell Shoe) attached at
Feet treated with below-the knee plaster casts with upward directed pressure to progressively correct the equinus deformity; changed weekly or biweekly until six months of
Endpoint of follow-up: minimum 2 years; average of 3.7 years For how many participants were no complete outcome data available? Not mentioned (only patients
11/14 relapsed feet in C (PMR) required major surgery (26% of total); in I (Ponseti), only minor surgery (2 TATT and 1 TAL) Treatment quality; proportion (%), pvalues Treatment failure, defined as surgical recurrence (minor / major); complications; risk factors (multivariate model) Surgical
Patients with < 2 years followup were excluded (selection bias); there were no set criteria for defining an operative recurrence (potential bias); the minor/major
Authors conclude that both treatments had a relatively high recurrence rate, but that Ponseti group was managed with less operative intervention and required less revision surgery
Zealand 56% bilateral; 69% male; 60% Polynesian; 47% with pos family history; average Pirani score of 5.2; average follow-up of 3.7 y (range 2.2-5.7 y)
Source of funding, declaration of proprietary or financial interest: no external funding
supplied by clubfoot nurse coordinator, handouts and websites; data analyzed together (prospective cohort); clinical data collected prospectively; the two treatments managed by two separate surgeons (one favoring Ponseti, the other favoring surgical treatment) Exclusion criteria: None mentioned Groups comparable at baseline? Yes; with respect to sex, ethnicity, family history, bilaterality, mean age at 1st cast, and Pirani score Diagnosis: not specified; only idiopathic clubfeet included
shoulder width Denis Browne bar Parents instructed to ensure full-time brace wear for 3 months, followed by night and naptime wear until at least age of 2 years Compliance defined as full-time brace wear for 3 months followed by at least 9 months of night and naptime use Initial percutaneous Achilles tenotomy was not considered a primary surgical procedure but part of Ponseti method Characteristics (mean) age at 1st cast = 21 d number of casts = 6 95% of clubfeet had Achilles tenotomy age at tenotomy = 2.4 m
age When indicated (subjective; by surgeon; 93% of the cases), surgery was scheduled; majority underwent posterior or posteromedial release and subsequent cast changes (Cincinnati incision); typically one subsequent cast or splint change; after final cast or splint removal, patients followed clinically without additional bracing; patients in whom deformity was corrected after below-the-knee casting alone were managed with a similar orthosis as those in the Ponseti group
Characteristics (mean) age at 1st cast = 18 d number of casts = 13 age prim. surgery = 6.7 m
104
with ≥2 years follow-up were included ..) Reasons for incomplete outcome data described? Not relevant Significant differences between groups? Not relevant
recurrence: recurrence of foot deformity requiring operative interventions (note that initial surgery in control group is not considered a surgical recurrance) Severity of surgical recurrence: Minor= extraarticular soft-tissue procedure such as open Achilles tendon lengthening; Major= intraarticular surgical procedure, including corrective osteotomies Revision surgery= feet undergoing an initial surgical procedure that subsequently were found to have a recurrence requiring surgery Surgical recurrence Feet (%) / patients
surgical recurrence classification system is biased to the Ponseti method because the surgeon attempted to avoid intraarticular surgery unless absolutely necessary (and this was not the case for the surgeon of the surgical group; potential selection bias); low number of patients; no long-term follow-up; no functional evaluation No reasons to upgrade the level of evidence
See GRADEprofile per
A recent parallel study shows that Ponseti is more costeffective than the surgical method (Halanski et al, 2009) The authors observed ‘poor compliance with orthotic wear’, even ‘despite lowering recommended total brace wear from the age of 3-4 years (recommended by Ponseti) to 1 year’; this lack of compliance must be taken into account in clinical decisionmaking Note that difference in functional outcome between the two
prim. surgery = 43 (93%) of which, major = 42 (91%) with posterior release (11) or posteromedial release (31)
(%) Total recurrence I: 15(38%) / 12(46%) C: 14(30%) / 8(28%) P: 0.5 (NS) / 0.17 (NS) NS: non-specific Minor recurrence I: 11(28%) / 9(35%) C: 2(4.3%) / 2(6.9%) P: 0.003 / 0.03 Major recurrence I: 4(10%) / 3(12%) C: 12(26%) / 7(24%) P: 0.003 / 0.03 Revision surgery I: 1(2.5%) / 1(3.8%) C: 14(30%)* / 8(28%) P: <0.001 / 0.03 * one foot operated twice and counted twice Model for recurrence logistic regression
105
intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant studies together)
Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = LOW
interventions is not known, and long-term functional data are needed Note that this study was performed in New Zealand, and 1/5 of the population claims a Polynesian ethnic background; the estimated incidence of 6.8 clubfeet per 1000 in Polynesian populations, is considerably higher than the incidence of 1 per 1000 estimated for European populations; local orthopaedic community believes that clubfeet in the Polynesian population may be more
Family history: OR= 3.81 [1.11; 13.04]
resistant to treatment Note that in this study, belowthe-knee casts were applied in the surgical group, which may have reduced the need for full PMR, and may also have affected the need for subsequent surgery
Other variables: treatment type, race, Pirani, statistically nonsignificant (only pvalues given; P>0.15) Separate model for Ponseti to test influence of brace compliance (nonsignificant; P=0.67) Post-operative complications I: 2 patients C: 2 patients P: NS Post-operative URTI, cellulitis, wound slough and / or infection Adegbehingbe et al., 2010
RCT Double-blind N=105 patients N=153 clubfeet ITT Time period = Oct 2007 – Nov
106
Inclusion criteria: All cases of consenting clubfoot, at any age, idiopathic, syndromic/asyndromic, unilateral or bilateral clubfoot, with or without previous treatment and/or post
I: Ponseti N= 55 patients according to Ponseti; manipulation performed and retention casts changed weekly; correction of neglected idiopathic
C: Non-Ponseti (“PMR”) N= 50 patients routine clubfoot manipulation and soft tissue (tendon and ligament) stretching; mothers
Endpoint of follow-up: minimum 3 months after last casting (inclusion criterium) Fup varies from
Treatment quality; proportion (%), pvalues Treatment failure, defined as requiring extensive soft tissue (ST) surgery; number of
Patients with < 3 months follow-up were excluded (selection bias); Large differences between treatment
Note the 30% to 40% relapse rate, higher than reported in the literature; may relate to the New Zealand population Authors conclude that Ponseti method has reduced clubfoot surgery frequency and reduced cast utilization, resulting in
2009 Setting/country: University Teaching Hospital; Nigeria
surgical recurrence; patients with minimum follow-up of three months post last casting were included
46% bilateral; sex not mentioned; severity (DiméglioBensahel score; max 20): 0-5 (34%) 6-10 (33%) 11-15 (23%) 16-20 (10%); age newborns and children upto 360 months; nondiopathic (23%)
randomization using computer-generated random numbers; assessors and patients/parents blinded to allocations; assigned to study group by chief nursing officer blinded to managing team and study protocol; consultant orthopaedic surgeon as blinded clinical outcome evaluator; orthopedic managing teams were blinded to clubfoot patient’s selection
Source of funding, declaration of proprietary or financial interest: not mentioned
Exclusion criteria: patients not primarily treated at participating institution; patients discharged against medical advice; patients with acquired clubfoot Groups comparable at baseline? No; despite randomization, large
107
clubfeet by Ponseti with minimal modification; foot abducted to 30-40 degrees; Equinus corrected via percutaneous tenotomy of the tendo Achilles
taught to do manipulation; Robert Jones strapping, Denis Browne splints and Kite’s methods were non-operative treatments utilized.
Locally fabricated abduction foot braces made available; patient’s compliance braces was generally good (no details provided) Initial percutaneous Achilles tenotomy (performed in only 5.5% of patients) was considered a primary surgical procedure (: prim. outcome measure)!
Clubfeet that failed ended up receiving (extensive) soft tissue/bony surgery (66% had surgery; 34 % had extensive surgery); considered a primary surgical procedure (: prim. outcome measure)!
<12 m to upto 120 months For how many participants were no complete outcome data available? None?: (but note difference in length of follow-up between groups ..) Reasons for incomplete outcome data described? Not relevant Significant differences between groups? Yes; much longer followup in nonPonseti group: 84% > 12months, versus 36% in Ponseti group
casts required; costs of care; complications; recurrence; succesful treatment (Diméglio score ≤6) Note that initial surgery (Achilles tenotomy, PMR) is part of primary outcome measure Minor surgery = achilles tenotomy; Major surgery = extensive soft tissue surgery, anterior tibialis tendon transfer, posterior capsulotomy, triple arthrodesis Clubfoot treatment judged satisfactory if DiméglioBensahel score < 6 at the last followup clinic (satisfactory ‘early outcome’) Costs: judged low when patient received max 6
groups at baseline (age) and at end of follow-up (length of follow-up); mixed cases (idipathic, nonidiopathic, neglected clubfeet); treatment in control group not welldefined (mix of non-Ponseti treatments); setting (Nigeria) has low relevance for situation in NL; low number of patients; no long-term follow-up; no functional evaluation reasons to downgrade the level of evidence
See GRADEprofile per
reduced total care costs Note that the difference in functional outcome between the two interventions is not known, and long-term functional data are needed Note that this study was performed in Nigeria The authors observed ‘maintaining correction with the foot abduction bar is paramount to succesful treatment’, and ‘relapsing cases in Ponseti group were related to delay in procurement and use of abduction foot braces’(no
difference in age (I versus C, 58% versus 28% with age < 6 months) Diagnosis: not specified; both idiopathic, and syndromic/asyndromic clubfeet included
casts with or without minor surgery Extensive ST surgery Patients (%) I: 0/55 (0%) C: 17/50 (34%) P<0.000 No Surgery required Patients (%) I: 52/55 (94.5%) C: 17/50 (34%) P<0.000 Number of casts Patients with >6 casts I: 13 / 55 (23.6%) C: 35 / 50 (70.0%) P< 0.000 Satisfactory treatment Diméglioscore≤6 I: 55 / 55 (100%) C: 29 / 50 (58%) P< 0.000 Recurrence I: 2 / 55 (3.6%) C: 24 / 50 (48%) P< 0.000
108
intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant studies together) Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = LOW
details mentioned) Authors note ‘Competent surgical management of clubfeet should yield about 90% satisfactory results at skeletal maturity’ ‘Good results imply a flexible, plantigrade foot with the ability to bear weight on the forefoot through strong gastrocneumius muscle contraction, minimal cavus and a slightly externally rotated footprogression axis’ ‘When the reoperation rate is more than 5 to10%, the surgical method employed
Clarke et al, 2011
Retrospective Cohort
(re-uses data from Uglow and Clarke, 2000)
Historical control (prospective) Period-I: June 2002 – Dec 2004 N=70 patients N=107 clubfeet Period-II: 1988 – 1995 N=86 patients N=120 clubfeet Data on periodII from Uglow and Clarke, 2000 General hospital; UK
109
Inclusion criteria: children with clubfeet and ≥2 years of followup after beginning treatment, or relapse Exclusion criteria: genetic deformity, or neurologic involvement Groups comparable at baseline? Yes; similar Diméglio scores (but note considerable loss to follow-up; no details on these patients) Diagnosis: not specified; idiopathic clubfeet
I: Ponseti N= 50 patients N=75 clubfeet
C: surgical (PMR) N= 68 patients N= 91 clubfeet Physiotherapy, passive stretching and serial plaster casts; followed by
Standard Ponseti treatment, including percutaneous tenotomy (in 85% patients); ‘most patients treated within the first few weeks after birth’
Tenotomy is considered part of treatment Same center / same surgeons Diméglio score: At baseline; number feet (% total feet) 1 (1.3%) grade-1 11 (14.7%) grade-2 46 (61.3%) grade-3
2-stage PMR; at mean age 8.9 months; plantar medial release + posterolateral release 2 weeks later; followed by above the knee plaster casts; splints at night, usually upto age 2 years 2-stage PMR is considered part of treatment Same center / same surgeons Diméglio score:
Endpoint of follow-up: minimum 2 years or relapse (inclusion criterium) Fup varies from ‘2.5-year presentation period’ (Ponseti) to ‘7year presentation period’ (PMR) For how many participants were no complete outcome data available? I: 11 out of 61 patients had follow-up <2 years (18%); C: 18 out of 91 feet had fup <2 years (20%); no
Treatment complicat Ugly scar, recurr(?), blister, infection I: 2 / 55 (3.6%) C: 21 / 50 (42.0%) P< 0.003 Treatment quality; rate (%), p-values Treatment failure defined as relapse; relapse = requiring recasting or additional operative procedures (after initial Ponseti/tenotomy, or 2-stage PMR) Relapse rate as function of baseline Diméglio grade (severity) Overall: I: 24/75 (32%) C: 28/91 (31%) P=NS Grade-2 I: 2/11 (18.2%) C: 0/11 (0%) P=NS
requires reevaluation’
Multiple testing (not adjusted for in statistical methods); much longer follow-up period in control group (PMR); use of historical control group; small sample size No reasons to upgrade the level of evidence
See GRADEprofile per intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant
Authors conclude that the Ponseti method is as valid as the 2stage operative method (based on a comparison of relapse rates) Note: (1) no functionale outcomes of the treatment methods were collected; (2) no data are provided on compliance to bracing; (3) follow-up is (much) longer in the surgical group which may bias data on relapse rate Authors suggest
17 (22.7%) grade-4 No statistically significant differences between intervention and control groups
0 (0%) grade-1 11 (12.1%) grade-2 54 (59.3%) grade-3 26 (28.6%) grade-4
details provided on these patients Reasons for incomplete outcome data described? No Significant differences between groups? .....
Grade-3 I: 16/46 (36.2%) C: 11/54 (20.4%) P=NS (P= 0.106) Grade-4 I: 6/17 (35.3%) C:17/26 ( 65.4%) P= NS (P= 0.053) ‘near significance’ All p-values nonsignificant
studies together)
Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = LOW
that surgery should still be chosen in certain circumstances, but restricted to grade 2 or 3 feet (and not be used in grade 4 feet) Findings for grade-4 clubfeet (very severe) was near statistical significance, in favor of Ponseti treatment Relation Diméglio score (severity) and relapse: not significant in Ponseti group, but highly significant in PMR group (P= 0.001)
Farsetti et al, 2009 Follow-up study on Ippolito et al, 2003
110
Not analyzed: also see Ippolito et al, 2003, studies compare PMR with a modified Ponseti method
EXCLUDED
which involves mild PMR instead of tenotomy
Zwick et al, 2009
EXCLUDED RCT Unblinded ITT N= 19 patients N= 28 clubfeet Single center; university hospital; Austria
Inclusion criteria: otherwise healthy infants younger than 2 weeks born with clubfoot/clubfeet and without any other congenital anomalies Exclusion criteria: none mentioned Groups comparable at baseline? Yes; similar Pirani scores (severity) Diagnosis: not specified; idiopathic clubfeet
111
I: Ponseti N= 9 patients (ITT) N=12 clubfeet (ITT)
C: surgical (PMR) N= 10 patients (ITT) N= 16 clubfeet (ITT)
Standard Ponseti treatment, including percutaneous tenotomy (in all patients); 6 to 8 plaster casts; Orthotic management for 24 months (Tibax bar with GloboPed shoes and a splint); molded insoles when walking
PMR Plaster casts for 5.5 to 11.4 months followed by PMR; posteromedial release plaster casts after surgery for 6 months; rigid kneeankle-foot orthoses for nighttime splinting to the age of 36 months; molded insoles when walking
Per protocol analysis (PP): N= 7 patients N=10 clubfeet Parental reasons for opting out the 2 patients were discomfort of the infant in the orthoses
No protocol violations
Endpoint of follow-up: mean 3.5 years (range 3.3-3.8 years) For how many participants were no complete outcome data available? None (no loss to follow-up) Reasons for incomplete outcome data described? Not relevant Significant differences between groups? Not relevant
Treatment quality; foot function (score), health status (score), radiographic outcome (angle): median scores, pvalues Foot function measured using Functional Rating System (FRS) of Laaveg and Ponseti: Satisfaction (max 20 points), Function (20), Pain (30), Position of heel when standing (10), Passive motion (dorsiflexion [5], Varus-valgus motion of heel [3], Anterior inversioneversion of foot [2]), Gait (10), Total score (100); treatment succes defined as FRS ≥ 75
Randomization procedure not well-described (‘using a randomization table’); no blinding; very small number of patients; trial stopped early for ethical reasons (because of apparent efficacy in intervention group); multiple testing (significance level < 0.0004 with Bonferroni adjustment); independent outcome accessor (but not blinded?); relatively short follow-up
None of the patients experienced foot pain, and all feet had a plantigrade position when standing; the FRS category for gait was comparable in both groups; health status and radiographic variables (foot angles) were also similar between groups The Ponseti group scored significantly higher in FRS total score (in parental satisfaction, and in categories for passive motion: passive maximal dorsiflexion,
(out of 100 points) Health status at 3.5 years of age according to PODCI score (Pediatric Outcomes Data Collection Instrument) for transfer and basic mobility, sports and physical functioning, pain and comfort, happiness, and the global function scale Radiographic outcome measures: from radiographs, using handhold goniometer; Lateral tibiocalcaneal angle, Anteroposterior talocalcaneal angle, Lateral talocalcaneal angle Foot function (FRS) Passive dorsiflexion I: 4 C: 2
112
reasons to downgrade the level of evidence
See GRADEprofile per intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant studies together) Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = LOW
and total anterior inversioneversion mobility) Overall, foot function can be classified as good for the control group (PMR), and excellent for the Ponseti group Very small study; stopped early for ethical reasons before reaching sufficient power (at 23 clubfeet per treatment)
P= 0.006 Varus-valgus motion I: 2 C: 1 P= NS inversion-eversion I: 1.5 C: 1 P= 0.026 Total score I: 94.5 (95 in PP) C: 84 (84 in PP) P= 0.002 P= 0.0001 in per protocol (PP) analysis Health status (PODCI) I: 94.4 C: 94.8 P= NS Radiographic outcome No significant differences Similar outcomes in per protocol (PP) analysis Non-comparative studies (including studies with healthy controls): Ponseti 5 cohort studies Bor et al, Retrospective Inclusion: 88 patients I: Ponseti C: no controls
113
Endpoint of
Treatment success;
No comparison
Authors
2009
cohort N= 74 patients N= 117 clubfeet Time period = 1997 – 2002 (initial treatment) 2 Pediatric orthopedic units; Israel and USA
with idiopathic clubfoot between 1997 and 2002 Exclusion: 14 because loss to follow-up 74 patients (117 clubfeet); 48 boys; 43 bilateral, 31 unilateral Graded (Pirani 6-point severity score) Diagnosis: not specified; idiopathic clubfeet Pirani score 6-point initial severity; Mean (SD) 5.1 (1.3)
N= 74 patients N= 117 clubfeet Ponseti treatment strict Ponseti protocol; including percutaneous Achilles tenotomy (if required; in 86% patients)
follow-up: mean 6.3 y (range 5– 9 y)
brace use; ROM; parent’s satisfaction
Mean age at presentation 67 days
Treatment succes defined as requiring no or only minor additional surgery (apart from tenotomy); minor (TATT), moderate (posterior release), major (PMR)
14 patients (16%) lost to follow-up (were excluded)
Good brace use defined as full-time use for >3 months followed by >9 months nighttime use (based on questioning parents ) Parent’s satisfaction using 10-item clubfoot Disease Specific Instrument (DSI) Brace compliance 31/70 (44.3%) poor 39/70 (55.7%) good ROM Final dorsiflexion
114
of treatments (not rated with GRADE); association analyses were not corrected for confounders; use of parentreported data for brace use; intermediate follow-up (not into adulthood); no functional outcome measures Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
conclude that 89% achieved a good outcome (requiring no additional surgery or only minor additional surgery), and that parent’s satisfaction is high In addition, good brace use (compliance) was associated with a reduced need for additional surgery
97/109 feet ‘adequate’ Treatment success 99/111 (89.2%) ‘good’ Did not require surgery or only minor surgery Parent’s satisfaction 10item DSI Mean score (1=best, 4=worst) Satisfaction index 1.2 (range 1-4) Brace compliance and need for additional surgery
Changulani et al, 2006
Retrospective cohort N= 66 patients N= 100 clubfeet Time period = Nov 2002 – Nov 2004 Children’s
115
Inclusion criteria: 66 consecutive children with clubfeet; Referred from maternity units, general practitioners, and other orthopaedic centres Often (32%) after other methods of treatment had resulted in little or
I: Ponseti N= 66 patients N= 100 clubfeet Ponseti treatment Ponseti; as soon as possible after birth; aboveknee plaster cast at weekly intervals for 4-12 weeks; Achillis tenotomy if necessary
C: no controls
Endpoint of follow-up: mean 18 months (range 6-30 months) Mean age at presentation 12 weeks (range 160 weeks)
Poor compl: 45.2% Good compl: 20.5% P=0.03 Treatment success (Pirani score); nonresponse; relapse; compliance Poor compliance defined as failure to use splint continuously for at least 10 hours a day (parents
No comparison of treatments (not rated with GRADE); use of parentreported data for brace use; short followup; small study; no functional
Authors conclude that in more than 80% of feet, the deformity was corrected avoiding PMR Percutaneous tenotomy required in 85%;
hospital; UK
incomplete correction Exclusion: children with other congenital deformities, syndromes or neurological causes of club feet
(85%); foot-abduction orthosis (Denis Browne splint), full-time 3 months followed by night- time up to 4 years
No loss to follow-up
answer) Non-response 4/100 (4%) required PMR (‘resistant clubfeet’) 96(96%) clubfeet were responsive Relapse 31/96 (32%) 16/96 repeat casting 15/96 (16%) PMR Compliance 21/31 (68%) of relapsed clubfeet had poor compliance (no statistics mentioned) Pirani (mean[ range]) Before/after follow-up Hind-foot contracture 2.5[2-3] / 0.5[0-1] Mid- foot contracture 2.5[2-3] / 0 Total Pirani score
116
outcome measures Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
damage to neurovascular structures in 1 child Most cases of relapse seem related to poor compliance: parents reported difficulty in keeping foot in splint; some found it difficult to apply the splint singlehanded and others reported that their child was unable to kick the legs freely and was unable to roll over in bed; these problems caused frustration in the family and often sleepless nights leading to poor compliance
Ponseti et al, 2006
Retrospective cohort N= 50 patients N= 75 clubfeet Time period = Oct 1992 – Feb 2004 Orthopaedic dept; multicentre (USA, UK, Bulgaria, Germany)
Inclusion criteria: congenital idiopathic clubfoot treated Oct 1992 – Feb 2004; with complex clubfeet complex clubfeet: in severe equinus and supination, short and stubby, with adducted metatarsals in plantar flexion and deep creases across sole of foot and above heel Exclusion: patients with arthrogryposis, syndromic, or neuromuscular clubfeet 762 patients; 50 patients with 75 complex clubfeet; 31 (62%) male; 31 (62%) had initial (plaster cast) treatment elsewhere with 11 (22%) percutaneous Achillis tenotomy
I: Modified Ponseti N= 50 patients N= 75 clubfeet (complex) Modified Ponseti Requires precise identification of subtalar joint and head of talus; plaster splint applied over calf, heel, and sole; knee immobilized in at least 110° flexion by plaster splint; patients required average of 5 casts (range, 1–10 casts) for full correction; all patients had tendo Achillis tenotomy* *in previously treated patients, a 2nd tenotomy was not performed if foot could be dorsiflexed few degrees above neutral (5°)
C: no controls
Endpoint of follow-up: mean 20 months Mean age at presentation 3 months weeks (range 1-9 months) Mean age at end of followup 23 months (6-46 months) No loss to follow-up
5.0[4-6] / 0.5[0-1] Treatment success: correction of deformity components, degree of ankle dorsiflexion, need for extensive soft tissue releases, relapse; complications Correction deformity All feet were well corrected with mean ankle dorsiflexion of 15° (range, 10°–25°) Relapse 7/50 (14%) 2/50 (4%) 2nd relapse all relapses related to problems with shoe fit with standard foot abduction brace No relapses occurred after using a new, premolded footankle abduction brace
117
No comparison of treatments (not rated with GRADE); concerns ‘complex clubfeet’ (without using severity classification system); no radiographic follow-up; short followup; small study; no functional outcome measures Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
Authors conclude that a modified Ponseti treatment protocol for complex clubfeet successfully corrected the deformity without the need for extensive corrective surgery Note: short follow-up and no functional outcome measures. Authors note that ‘natural history of relapses in clubfoot is that most (80%) will happen during the first 2 years of life’ Bracing: all relapses related to problems
with shoe fit with standard foot abduction brace
Relapses treated succesfully with 2nd series manipulations and casting, and 3 patients with 2nd tenotomy Complications 11 (22%) : erythema, slight swelling forefoot and toes, mild rockerbottom deformity, midfoot hyperabduction, downward cast slippage
Morcuende et al, 2004
Retrospective cohort N= 157 patients N= 256 clubfeet Time period = Jan 1991 – Dec 2001 Orthopaedic dept, university
118
Inclusion criteria: consecutive patients; congenital idiopathic clubfoot;under supervision of senior author (Ponseti) 157 patients; 256 clubfeet; 107 (68%) male; 128 (81%) < 6 months; 113 (73%) had initial (plaster cast)
I: Ponseti N= 157 patients N= 256 clubfeet Ponseti guidelines treatment developed by senior author (Ponseti); including simple percutaneous tendoachilles tenotomy under local anesthesia
C: no controls
Endpoint of follow-up: mean ~20 months Mean age at last follow-up 26 months (range: 6 months to 8 years)
No infections or profuse bleeding observed after the tenotomy Treatment success: correction deformity, ankle dorsiflexion, relapse; complications Noncompliance defined when brace was not used for at least 10 hours a day
No comparison of treatments (not rated with GRADE); short followup; relatively large study; no functional outcome measures Outcome
Authors conclude that Ponseti method is a safe and effective treatment that radically decreases need for extensive corrective surgery; technique can
hospital; USA
treatment elsewhere with 14 (9%) percutaneous Achillis tenotomy 95% patients came to the clinic with all of the components of the deformity uncorrected
(86% if cases); all casts in all patients under supervision of senior author; foot-abduction brace (bar with shoes); full-time for 2-3 months and at night and during naptime for 3 to 4 years Relapses after initial correction are treated with additional manipulation and serial casting in marked foot abduction; tendoachilles tenotomy is indicated when dorsiflexion of the ankle is <15° No severity classification is used because the deformity is not necessarily related to the resistance to correction Number of casts required to obtain full correction used as proxy for severity of the deformity
128/157 (81%) presented at age < 6 months No loss to follow-up
(parent self-report) Relapse defined as appearance of any of the components of the deformity, including cavus, adductus, varus, and/or equinus Correction deformity In all but 3 (98%); ankle dorsiflexion posttenotomy was 20° (range: 0–35°) The 3 patients were previously treated in other institutions and presented with very severe deformities Relapse 17/157 (11%) 4/157 (2.5%) required extensive corrective surgery (1 PMR, 3 posterior releases with tendoachilles tenotomy) Relapse not significantly
119
measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
be used in children up to 2 years of age even after previous unsuccessful nonsurgical treatment Authors believe that the discrepancy in the results of treatment with earlier studies is attributable to deficient understanding of the nature of the deformity and the normal functional anatomy of the foot: ‘lack of understanding has led to poor corrective manipulation and casting techniques, in particular application of counterpressure on the calcaneocuboid joint during manipulation’
related to age at presentation, previous unsuccessful treatment at other institution, or number of casts required for correction (used as a measure of severity; all P> 0.05). Relapses were associated with noncompliance with footabduction brace (P= 0.001); noncompliance associated with a 17 times greater odds of relapse (15 of 17) compared with compliance (6 of 140; P= 0.0001) Complications 12/157 (8%) patients had cast complication: erythema, slight swelling of toes, or downward slippage of cast; no infections, skin
120
Authors also stress the importance of parent education to increase brace compliance (which is a key determinant of the relapse rate)
Cooper and Dietz, 1995
Retrospective cohort N= 45 patients N= 71 clubfeet Time period = 1950 – 1967 (initial treatment) N = 97 healthy control patients Orthopaedic dept, university hospital; USA
Inclusion criteria: consecutive patients; congenital idiopathic clubfoot;treated under supervision of Ponseti 126 patients; < 4 months old when first seen; 61 could be contacted, 4 refused to collaborate, 12 were not evaluated for time of financial restrictions; Remaining 45 patients, 71 clubfeet 34 (76%) male; 26 (28%) bilateral clubfeet 65/71 (92%) percut. Achillis tenotomy: 5 no tenotomy, 27 tenotomy, 28 tenotomy + additional surgery
I: Ponseti N= 45 patients N= 71 clubfeet Ponseti Patients managed under direction of Ponseti; including tendoachilles tenotomy (92%); footabduction brace (bar with shoes); full-time for 2-3 months and at night and during naptime for 2 to 6 years
C: healthy controls N= 97 control patients
Randomly selected from waiting room of opthalmology outpatient clinic; within age-range of clubfoot patients (patients with congenital deformity of the foot were excluded); Note: groups are not comparable In a number of (demographic) characteristics
Endpoint of follow-up: mean ~34 years Mean age at last follow-up 34 years (range, 25-42 y) Presented at age < 4 months For how many participants were no complete outcome data available? 81 (62%), mainly due to loss to follow-up
necrosis, or neutenotomy Treatment success: questionnaire (pain, function, satisfaction, etc); physical examination (incl gait analysis); radiography (angles); electrogoniometric analysis; pedobaric analysis In addition, simple association analyses performed (excellent/good outcome versus poor outcome); Note: no proper correction for confounders Foot function questionnaire (pain, limitation of foot function) = ‘modified Laaveg and Ponseti’ I: 28 (62%) ‘excellent’ C: 61 (63%) ‘excellent’
121
No comparison of treatments (not rated with GRADE); great loss to follow-up; confounding (association analyses); relatively small study; very long follow-up; functional outcome measures Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
Authors conclude that with the use of pain and functional limitation as the outcome measure, 78% of the clubfoot patients had an excellent or good outcome, compared to 85% of individuals who did not have congenital deformity of the foot Based on simple (!) association analyses, the authors suggest that a sedentary occupation, and avoidance of overweight may improve overall long-term results The functional outcome could not be
predicted from the radiographic results
I: 7 (16%) ‘good’ C: 21 (22%) ‘good’ I: 10 (22%) ‘poor’ C: 15 (15%) ‘poor’
Notes: no data on compliance with bracing; no proper correction for confounders in association analyses
No significant differences Note: ‘mild residual deformity was common, but only minimum signs of early degenerative osteoarthrosis were found’
Excellent = does not limit activities of daily living, never painful Good = occasionally limits activities, only painful after strenuous activities Poor = limits activities, or is painful during daily activities
Non-comparative studies (including studies with healthy controls): PMR 11 cohort studies Graf et al, Case-control 137 patients had I: PMR C: healthy controls 2010 surgical clubfoot N= 24 patients N= 48 N= 72 patients correction 1983-1987; N= 37 clubfeet No clubfeet (24 cases; 48 52 met inclusion controls) criteria (not specified); PMR Controls 24 agreed to comprehensive without foot or gait
122
Endpoint of follow-up: at adult age (~ 20 years after initial surgery)
Physical examination (ROM measurements with ICFSG rating score; Heel Rise Test; isokinetic ankle
No comparison of treatments (not rated with GRADE); nonconsecutive
Authors conclude that adults who have undergone clubfoot surgeries as
Time-period = 1983 – 1987 (initial clubfoot treatment)
participate (46%): 17M, 7 F; 21.8±2.3 y; 11 unilateral and 13 bilateral clubfeet
Hospital for children; USA
Control group 48 healthy young adults without foot or gait pathologies matched for age and gender; 29M, 19 F; 23.2±2.4 y Diagnosis: not specified; CETV
posteromedial release with Cincinnati incision (Turco) at age < 18 months by same surgeon; 14 required further soft tissue and/or bony procedures on average of 6.2 years
pathologies matched for ageand gender distribution
strength testing with Biodex system); gait analysis (including MFM analysis) Foot function and quality of life: to measure pain, satisfaction, function, activity restriction and disability level Scoring systems used: Am. Orthop. Foot and Ankle Soc.(AOFAS) score; Foot Function Index (FFI); SF-36 questionnaire; Disease Specific Index; Turco and International Clubfoot Study Group (ICFSG) scores I versus C Significant differences only (P<0.001) Temporal/spatial Walking speed (m/s) 1.02 vs 1.19
123
patients; long follow-up (into adulthood); functional outcome measures Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
infants were, mildly to moderately, functionally restricted owing to pain, ankle weakness, and reduced ROM at the ankle and within the foot surgical correction results in a functional foot for low level gross motor and daily living activities However, strength deficits in the clubfoot group become more relevant when high level physical function or endurance is required Each patient in clubfoot group reported at least mild pain that may cause
Strength Plantarflexion (Nm/kg) 42.7 vs 89.9 Dorsiflexion (Nm/kg) 35.5 vs 41.3 Inversion (Nm/kg) 14.9 vs 24.4 Eversion (Nm/kg) 14.4 vs 23.3 FFI Pain 23.8 vs 0 Disability 12.4 vs 0 SF-36 Physical functioning 87.5 vs 100 Bodily pain 56.5 vs 100 General health 77.0 vs 87 AOFAS Hindfoot 79 vs 100 Midfoot 78 vs 100 Evaluation of clubfeet: ICFGSG Excellent 14% (5 feet) Good 49% (18 feet) Fair 38% (14) Poor 2% (1)
124
restrictions in higher level functional activities Note (!): when interviewed, most patients reported the onset of consistent foot pain after they reached the age of twenty ICFSG evaluation of the clubfeet: 5 out of 37 clubfeet scored excellent, 17 good, and 15 fair to poor. Turco scores rated 6 of 37 feet excellent, 24 good, and 7 fair ROM = Range Of Motion
Schlegel et al, 2010
Retrospective cohort N= 98 patients N= 131 clubfeet Time period = 1996 – 2000 (initial surgery) University hospital; Germany
Exclusion: patients that resolved without surgery were excluded 98 patients from 1996 – 2000; 47 patients had relapse and required surgical revision (also excluded) Inclusion: 51 patients; follow-up data retrieved from 46 patients (71 feet); 5 patients (7 feet) lost to follow-up 46 children for clinical examination:retrrieved clinical scores and isokinetic testing data in 24 (36 feet); and only clinical data from 22 patients (35 feet)
I: PMR (Imhauser protocol) N= 46 patients N= 71 clubfeet Clinical scores and isokinetic testing data in 24 (36 feet); and only clinical data from 22 patients (35 feet) PMR (Imhauser protocol) redressing followed at age 4 months by dorsomedial release and capsulectomy of ankle joint via posterior approach and calcaneal extension Splint upto completion 2nd year; insoles
C: healthy side in patients with unilateral clubfoot N= 12 patients N= 12 (healthy) feet
Endpoint of follow-up: 8.2 y (range 0 – 11.8 y) after initial surgery at 4.5 months (average) 5 patients (7 feet) lost to follow-up
Turco Excellent 16% (6 feet) Good 65% (24) Fair 19% (7) Poor 0% (0) Physical examination (ROM measurements; isokinetic ankle strength testing with Biodex system); Foot function and quality of life using Foot Function Index (FFI), and Laaveg and Ponseti Score (90-100= excellent; 80-89= good; 7079= fair; <70= poor) Relapse revision surgery 47/98 patients (48%) 53/131 feet (40.5%) ROM Median (range) Dorsal flexion (o) I: 17.5 (0-30) C: 30 (25-35) P= 0.006
125
No comparison of treatments (not rated with GRADE); retrospective; non-standard PMR method (‘Imhauser protocol’); intermediate length of follow-up (not into adulthood); functional outcome measures Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
Authors conclude that results of surgical clubfoot treatment are rather poor; the rate of relapse is high, and isokinetic testing and clinical data indicate significant weakness of the treated foot, when compared to the healthy side Current clinical scores showed rather good results, and do not properly reflect the poor results from PMR (as measured by relapse)
Plantar flexion (o) I: 42.5 (20-50) C: 50 (45-50) P= 0.014
Note: relapse is unlikely to occur later than 3 years post surgery (i.e. this study is likely to detect all cases of relapse)
Strength Work (Joule) Dorsal flexion I: 1.6 (1-7) C: 3.1 (0-15) P= 0.03 Evaluation of clubfeet: Laaveg and Ponseti Median= 89 (61100) ‘excellent’ = 16 (46%) ‘good’= 16 (46%) ‘fair’= 2 (6%) ‘poor’= 1 (3%) FFI-subscales Pain 2 (0-38) Disability 0
Van Gelder et al, 2010
126
Retrospective cohort N= 38 patients
Inclusion criteria: all patients who received a PMR by the same
I: PMR (á la carte) N= 38 patients
C: healthy side in patients with unilateral clubfoot
Endpoint of follow-up: mean 16 y
Activity limitation 0 Clinical examination (ROM measurements; gait
No comparison of treatments (not rated
Authors conclude that PMR leads to
N= 58 clubfeet Time period = 1982 – 1994 (initial surgery) University hospital, tertiary referral center; Netherlands
surgeon between 1982 and 1994 Exclusion criteria: clubfeet associated with a syndrome or neuromuscular condition and patients with initial surgery after age of 2 y 63 patients had PMR; 11 were lost to followup; 14 were unable to return for a followup 38 remained for evaluation: 28 male and 10 female 24 bilateral clubfeet, 14 unilateral clubfeet 4 bilateral feet excluded, because they were only treated conservatively All other 58 clubfeet (38 patients) were included
127
N= 58 clubfeet PMR (á la carte) 21 patients (32 clubfeet) started treatment elsewhere and were referred; other 17 patients (26 clubfeet) treated with serial casting according to Kite; treated with a PMR only after failure of conservative treatment; PMR á la carte according to Bensahel; 13-week immobilization with long-leg plaster casts, followed by long-leg splints; splints at night till 8 years old Recurrent or residual deformities treated with repeat manipulations and plaster casts; When not satisfactory, a repeat soft tissue release was done Feet that were overcorrected and painful, needed an additional bony procedure (this is considered a failure of the inititial treatment)
N= 14 patients N= 14 (healthy) feet
(range 13 - 24 y) mean age at initial treatment = 2 days (0 - 22 days); and at initial surgery = 9 months (3 – 24 months)
for limping); lateral radiographs (osteoarthritic changes; Kellgren system); Foot function and quality of life using Laaveg and Ponseti Score (90-100= excellent; 80-89= good; 7079= fair; <70= poor)
32% loss to follow-up
Recurrent or residual deformity Initial surgery failed (= bony procedure required) 5/58 (9%) Initial surgery did not fail, but additional surgery was required 7/58 feet (12%) In remaining 46 feet (79%) full correction achieved ROM mean (sd) Dorsal flexion (o) I: 14.0 (8.2) C: 21.1 (7.4) Diff: -31%
with GRADE); retrospective; all operations by same surgeon; long follow-up (into adulthood); functional outcome measures Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
pes planovalgus in a high percentage of cases, and has a high chance of leading to stiff and therefore clinical not fully functional feet after 16 years of follow-up Results are compared to Laaveg and Ponseti (1980) study with 19 y follow-up, that shows a better result (74% good to excellent Lavaag and Ponseti score vs 60% in this study), but difference is not statistically significant Note that the severity of the clubfeet was not graded at the beginning of the study (as in most other studies):
P= 0.009
authors recommend grading in future studies as a ‘prerequisite for reliable and objective comparison’
Pro-Supination (o) I: 43.4 (18.3) C: 60.7 (20.1) Diff: -24% P= 0.025 Radiography Grade of osteoarthritis higher in clubfeet than in normal feet (P<0.001) Evaluation of clubfeet: Laaveg and Ponseti mean= 80.6 (11.8) range= 43 – 97
Edmondson et al, 2007
Retrospective cohort N= 26 patients N= 44 clubfeet Time period = 1979 – 1993 (initial surgery) Hospital; UK
128
Inclusion criteria: infants who had idiopathic clubfoot i.e. with no identifiable genetic or neurological cause; 1979-1993 same surgeon Exclusion criteria: none mentioned explicitly, but mild clubfeet (‘foot
I: PMR (á la carte) N= 26 patients N= 44 clubfeet
C: no control
PMR (á la carte) conservative treatment with serial strapping and gentle manipulation as described by Fripp and Shaw, followed by toe
Subgroup-analysis: comparing patients operated at age < 3 months (A), or > 3 months (B) A: 15 patients (24
Endpoint of follow-up: mean 17 y (range 10 - 24 y); majority of patients in their late teens
‘excellent’ = 15 (28%) ‘good’= 17 (32%) ‘fair’= 13 (25%) ‘poor’= 8 (15%) Foot function and quality of life using Laaveg and Ponseti Score (90-100= excellent; 80-89= good; 70-79= fair; <70= poor)
Age at initial treatment: 6 w – 3 m (24)
Recurrent or residual deformity 20/44 (45%)
No comparison of treatments (not rated with GRADE); retrospective; all operations by same surgeon; relatively long follow-up (into late teens);
Authors conclude that clubfeet treated with PMR, and analyzed after 17-year followup, show good results (Ponseti score 83.9) Authors suggest
could be held at or beyond the neutral position’) were excluded
to groin plaster cast (8– 12 weeks); followed by PMR if required
41 patients had PMR; 10 were lost to followup; 5 were unable to attand
All clubfeet in this series underwent PMR á la carte; serial lengthening of Achilles tendon by Z plasty, division of tibialis posterior, flexor hallucis longus and flexor digitorum longus (within their tendon sheaths); If correction was not obtained, additional operations (capsulotomies, lateral release) were performed
26 remained for evaluation: 18 male; 18 bilateral clubfeet Clubfeet classified at 1st presentation (classification not validated; but ‘similar to Harrold and Walker classification’) Mild: foot could be held at or beyond neutral position (excluded) Moderate: foot could not be pushed to neutral and yet fixed equinus or angle of varus was < 20 degrees Severe: fixed and > 20 degrees
129
Plaster cast for 2 weeks; ankle-foot orthoses worn 23 h/day for 3 months and then at night for up to 5 years 20/44 (45%) required 2nd operation, and 2 (5%) a third operation
clubfeet) B: 11 patients (20 clubfeet)
3-6 months (18) >2 years (2) 15/41 (37%) loss to followup
required 2nd operation, and 2 (5%) a third operation Evaluation of clubfeet: In subgroups A/B Laaveg and Ponseti 82.8/85.5 (A/B) Overall (A+B) ‘excellent’ = 12 (27%) ‘good’= 23 (52%) ‘fair’= 5 (11%) ‘poor’= 4 (10%)
subgroup analysis with high risk of bias (and all differences statistically nonsignificant); functional outcome measure
that severely deformed feet achieved a more favourable result when operated upon before 3 months than those operated later;
Outcome measure = Treatment quality
Note, however, that there is a high risk of bias, and group differences are small and statistically nonsignificant
Level of evidence = VERY LOW
Also note that 24/44 (45%) of patients were treated with PMR before 3 months of age, which is unusual
Note that no radiographs were taken and, thus
Dobbs et al, 2006
Retrospective cohort N= 45 patients N= 73 clubfeet Time period = 1972 – 1979 (initial surgery) Hospital; USA
Inclusion criteria: children treated between 1972 and 1979; extensive softtissue release; idiopathic clubfoot Exclusion criteria: patients initially treated elsewhere; clubfoot associated with syndrome or neuromuscular condition; patients >2 years of age at time of initial surgery 82 patients had PMR; 20 excluded (exclusion criteria); 62 remaining: 9 patients could not be located, 3 refused participation, 5 were not evaluated because of time or financial restraints Study population: 45 patients (73 clubfeet); 28 bilateral, 17 unilateral; 31 (69%) male Group-1: 8 patients;
130
I: PMR (Turco) N= 45 patients N= 73 clubfeet PMR (Turco) group-1: 8 (13 clubfeet), treated 1972-1974, had extensive posterior release and plantar fasciotomy ('old' Turco) after failure of 4-6 months of cast treatment with Kite method; 3-4 months immobilization in long leg plaster cast; hinged ankle-foot orthosis for several years group-2: 37 patients (60 clubfeet), treated 19741979, had extensive combined subtalar, posterior, medial, and lateral release (Turco);after failure of 3-4 months of cast treatment with Kite method; 4 months immobilization in long leg plaster cast; hinged ankle-foot orthosis for 2-4 years
C: no control treatment Contralateral normal foot Score general population
Subgroup-analysis: 6 patients (9 clubfeet) in group 1 and 2 had had only one surgical procedure; were compared with 39 patients with >1 major surgical procedure A: 6 patients (9 clubfeet) B: 39 patients (64 clubfeet)
Endpoint of follow-up: minimum of 25 years; group-1 (31 [30-32]); group-2 (28[25-29]) Age at initial treatment: 6-15 months; group-1 (13[12-15]); group-2 (7[69]) 17/62 (27%) loss to followup patients lost to follow-up did not differ significantly from study population in age, duration of cast reatment, or number of subsequent operations
Foot function and quality of life using Laaveg and Ponseti Score (90-100= excellent; 80-89= good; 70-79= fair; <70= poor), Foot Function Index (FFI), SF-36 score; clinical examination (angles, gait/limping, motor strength); radiographs (angles, osteoarthritis changes [Kellgren system]) Recurrent or residual deformity 39/45 (87%) required >1 major surgical procedure; most additional surgery in adolescence or early adulthood (i.e. initial correction was satisfactory) Evaluation of clubfeet: Group-1+2 (together)
No comparison of treatments (not rated with GRADE); retrospective; long follow-up (into adulthood); functional outcome measure Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
osteoarthritis was not monitored Authors conclude that PMR results in poor long-term foot function; extent of softtissue release correlated with degree of functional impairment; repeated softtissue releases can result in a stiff, painful, and arthritic foot and significantly impaired quality of life Previous studies of clubfeet treated with PMR showed good results, but follow-up was limited and not into adulthood: longer followup appears necessary to evaluate
extensive posterior release and plantar fasciotomy (‘old Turco’) Group-2: 37 patients; extensive subtalar, posterior, medial, and lateral release (Turco) Groups added together in final analysis
Groups added together in final analysis 39/45 (87%) required >1 major surgical procedure
Laaveg and Ponseti Mean (SD) 65.3 (10.6) ‘excellent’ = 0 (0%) ‘good’= 24 (33%) ‘fair’= 15 (20%) ‘poor’= 34 (47%) significantly worse (p<0.001) than results in Laaveg and Ponseti (1980; Ponseti method) Modified Laaveg and Ponseti scale ‘excellent’ = 2 (4%) ‘good’= 10 (22%) ‘fair/poor’= 33 (73%) significantly worse (p<0.005) than results in Cooper and Dietz (1995; Ponseti method) Foot Function Index Significantly worse as compared to normal side SF-36 versus norm-based scores for general population (50 ± 10) Physical 33.7 (8.5) P<0.001
131
lifelong function of a surgically treated clubfoot Moderate-tosevere osteoarthritic changes observed in 56% of patients Note: PMR methods used in this study differ from PMR á la carte methods used more recently; ‘important to study long-term results of clubfeet treated with extensive softtissue release surgery with modern surgical techniques’
Mental 47.3 (7.4) P = 0.8 (NS) Physical component score higher in group A than B (p<0.003) Clinical examination 19/45 (42%) walk with a limp; angular measures sign diff compared to normal side, and between group A and B; 19 were unable to walk on toes, and 21 unable to walk on heels
Templeton et al, 2006
132
Retrospective cohort N= 63 patients
Inclusion criteria: consecutive children < 2 years of age at time
I: PMR N= 63 patients N= 63 clubfeet
C: no control treatment
Endpoint of follow-up: mean 80.6
Radiographs Osteoarthr. [Kellgren] Clubfeet/normal feet 56/6% talonavicular 44/0% calcaneocuboid 41/0% subtalar 33/0% naviculocun. 25/0% tibiotalar joints had moderate or severe osteoarthritis Foot function using Functional Rating System (FRS) for
No comparison of treatments (not rated
Authors conclude that incidence of
N= 63 clubfeet* *in patients with bilateral clubfeet, one was chosen randomly Time period = 1988 – 1990 (initial surgery) Tertiary care hospital; Canada
of initial surgery; idiopathic clubfoot Exclusion criteria: none mentioned 126 patients had PMR (75% male; 41% bilateral clubfeet); 91 could be contacted; 63 agreed to participate
PMR origin abductor hallucis released; tendons triceps surae and tibialis posterior muscles lengthened ; ankle and subtalarjoint capsules released;calcaneofibular ligament released; talonavicular joint capsule divided on medial, dorsal, plantar and, sometimes, lateral aspects; plantar release performed if there was significant equinus deformity of forefoot and a medial crease; some children were fitted for orthoses postoperatively several surgeons; one surgeon performed 63% of surgeries
133
months [33.5119.2] Age at initial treatment: 7.6 months [2.7-12] 63/126 (50%) loss to followup; 28% could not be contacted; 22% refused) no details provided on patients lost to follow-up
clubfoot deformity; repeat surgery; predictors of FRS (multivariate model) FRS (Atar et al, 1992): 100-points; heel position standing, passive motion ankle and subtalar joints, gait, foot appearance, talocalcaneal index, talus–first metatarsal angle, type of shoe wear, patient satisfaction, function and pain 85–100 = “excellent” 70–84 = “good 60–69 = “fair” < 59 = “poor Multivariate model for FRS: sex, preoperative talocalcaneal index, age at surgery, right/ left/or both feet operated, surgeon, calcaneocuboid release, plantar release, tibiofibular interosseous
with GRADE); retrospective; large loss to follow-up (50%); multivariate model ill described (risk of residual confounding); intermediate follow-up (not into adulthood); functional outcome measure (FRS; not validated) Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
further surgery was 19%, and that the functional outcome (FRS) was generally good Based on the multivariate analysis, the authors also state that ‘if extensive release is chosen, it should probably be performed in the second, rather than the first, 6 months of life’ Note: the latter conclusion may be biased because important confounders may not have been included in the model (e.g. length of follow-up)
membrane release, pinning and duration of postoperative orthotics use; stepwise and forced regression models Repeat surgery 12/63 (19%) FRS Mean 79 (SD not specified) 21/63 (33%) excellent 23/63 (37%) good 16/63 (25%) fair 3/63 (5%) poor
Papavasiliou et al, 2004
Retrospective cohort N= 134 patients N= 206 Time period = 1990 – 1996
134
Inclusion criteria: congenital clubfeet treated surgically; conservative treatment had failed in all cases Exclusion criteria: none
I: PMR (new method) N= 134 patients N= 206 clubfeet PMR (new method) extensive posteromedial release
C: no control treatment Contralateral normal foot
Endpoint of follow-up: 511 years postoperatively Age at initial treatment:
Predictors FRS significant predictors were age at surgery, ridesided clubfoot, tibiofibular membrane release, calcaneo-cuboid joint pinning (pvalues < 0.05) Treatment success: shape of foot; range of movements; radiological examination (> 11 y of age only); disability
No comparison of treatments (not rated with GRADE); retrospective; pre-treatment (casting) not
Authors conclude that range of ankle movement achieved and very low rate of complications in
(initial surgery)
mentioned
Orthopaedic Dept, hospital; Greece
72/134 (54%) bilateral; 62 (46%) unilateral; 82 (61%) male
combined with the lateral spread of the “extensor forces” of the foot; see paper, includes lateral transfer of tibialis anterior tendon; no orthotic support is used All patients operated by, or under direct supervision of senior author Conservative treatment had failed in all cases; no details provided on conservative treatment
Not mentioned No loss to follow-up?
(questionnaire); need for further treatment (conservative or surgical) Shape of foot vs normal side ‘near to normal’ ROM vs normal side slightly more limited in dorsiflexion (not significant); considerable variation in restriction of ankle joint (0.3-0.5 normal range) Radiographs Only performed in patients ≥ 10 y of age (10 patients) : ‘A degree of limitation mainly in dorsiflexion’ Need further treatm ‘No need for add surg’ ‘No need for orthosis’
135
described; patient characteristics ill-defined; no statistics; intermediate follow-up (not into adulthood); no functional outcome measure
combination with satisfactory radiographs and minimal subsequent treatment demonstrate that this surgical technique has good long-term results
Outcome measure = Treatment quality
Note: patient group is illdefined, pretreatment (casting) not described, mainly qualitative description of data, no statistics
Level of evidence = VERY LOW
Uglow et al, 2000
Retrospective cohort N= 86 patients N= 110
Inclusion criteria: congenital clubfeet requiring surgical treatment
I: PMR (new method) N= 86 patients N= 110 clubfeet
Time period = 1988– 1995 (initial surgery)
Exclusion criteria: teratologic deformities (arthrogryposis, cerebral palsy, Larsen's syndrome, spina bifida, hemipelvic hypoplasia); night splints usually until the age of 2 years
PMR two-stage surgical protocol: plantarmedial release, followed 2 weeks later by posterolateral release; usually between 7 and 11 months of age
Orthopaedic Dept, hospital; UK
61 (71%) male; 30 (35%) bilateral Feet categorised preoperatively (and prospectively) according to Diméglio (Grade-1 to -4; 4=severe): Grade 1 (0%) Grade 2 (27.3%) Grade 3 (49.1%) Grade 4 (23.6%) No feet were from
136
19 feet required only posterolateral release pre-treatment physiotherapy; passive stretching and serial plaster casts; only patients with recalcitrant deformities undergo two-stage surgical correction
C: no control treatment Clubfeet are preclassified according to Diméglio, and treatment results compared as a function of initial Diméglio classification
Endpoint of follow-up: mean of 5.7 years (range 2.2–9.6 years) mean age at surgery 9.5 months mean age at end of followup 5 years and 9 months
?? 2 (1.5%) developed a bilateral flat foot deformity; in 6 (4.5%) clubfoot deformity recurred Treatment success: foot function (Diméglio score); relapse; wound healing As function of preoperative Diméglio score; at follow-up, grade 1 = foot withfull correction or slight residual deformity but >90% range of motion Relapse = any further surgical procedure after the initial procedure grade 2 (0.0%), grade 3 (20.4%), and grade 4 (65.4%). Foot function % with Grade 1/2/3/4 Initial Grade 2 96.3/3.7
No comparison of treatments (not rated with GRADE); retrospective; intermediate follow-up (not into adulthood); functional outcome measure Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
Authors conclude that interim functional outcome is good in the majority of cases despite a high rate of relapse in the more severe deformities; grading feet according to severity is beneficial in analysing results of surgery; radiographs alone are not reliable in predicting relapse Authors note that effectiveness of surgery can only be assessed if the deformity is
grade 1 as these postural feet do not require surgery
classified preoperatively
Initial Grade 3 56.0/22.0/22.0
See also: Uglow MG, Clarke NMP. Relapse in staged surgery for congenital talipes equinovarus. J Bone Joint Surg Br 2000;82
Initial Grade 4 17.4/21.7/26.1/34.8
Blakeslee and DeValentine, 1995
Retrospective cohort N= 45 patients N= 63 clubfeet
Inclusion criteria: congenital clubfeet undergoing Turco treatment
I: PMR (Turco) N= 45 patients N= 63 clubfeet
Time period = 1980– 1990 (initial surgery)
Exclusion criteria: nonidiopathic clubfeet, patients with inadequate conservative therapy and/or incomplete records, children over 36 months at time surgery and/or treated by procedures other than a single Turco-
PMR (Turco) Single Turco-type PMR with internal fixation, as outlined originally by Turco; postoperative, long-leg cast; night splints for about 1 year
Orthopaedic Dept, hospital; USA
137
no details provided on prior conservative
C: no control treatment
Endpoint of follow-up: mean of 67.2 months mean age at surgery 12.4 months (range 5-36 m) Loss to followup: unclear; 45 out of 248 patients were included (based on
Relapse rates reported previously (Uglow and Clarke, 2000) Initial Grade 2 (0.0%) Initial Grade 3 (20.4%) Initial Grade 4 (65.4%) relapse rate associates with preoperative grading (p=0.001) Treatment success: foot function (rating system of Magone et al, 1989); radiographic findings Clubfoot functional rating system (Magone et al, 1989): max 100; hindfoot / forefoot position, equinus, cavus, forefoot varus, ankle motion, flexion of
No comparison of treatments (not rated with GRADE); retrospective; possible selection bias; intermediate follow-up (not into adulthood); functional outcome measure Outcome
Authors conclude that in 84% correction is 'acceptable', but that 'a truly normal foot and leg are never achieved' Authors note an inverse relationship between functional rating score and length of follow-
type PMR 35 (78%) male; 18 (40%) bilateral
Of 248 infants treated for clubfeet, 45 were included (based on inclusion and exclusion criteria)
treatment
inclusion and exclusion criteria), but no details provided
hallus, bimalleolar axis, heel walking, toe walking, pain, function (never limits, limits heavy activity, limits routine activity), satisfaction (parents) Foot function Mean (SD) 84.0 (11.9) Range 52-100 46% ‘excellent’ 24% ‘good’ 13% ‘fair’ 17% ‘poor’ i.e. 83% acceptable Note: relapse requiring additional surgery was not observed
138
measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
up (acceptable results decrease as patient approaches skeletal maturity); note that patients were not followed into skeletal maturity Authors note that there is no general agreement on classification of clubfoot, little consistency between studies regarding materials and methods, no uniform criteria for comparing results of treatment, and no general agreement on definition of treatment failure versus relapse, recurrence, or incomplete Correction
Esser, 1994
Retrospective cohort N= 124 patients N= 185 clubfeet Time period = <1989 (initial surgery) Orthopaedic Dept, hospital; Western Samoa
Inclusion criteria: patients with ‘resistant’ clubfeet (failure of correction using serial plaster cast) Exclusion criteria: patients with clubfeet secondary to arthrogryposis multiplex congcnita, myelodysplasia, or other neuromuscular disorders 203 patients; 79 not followed up (39 at remote location, 40 with length follow-up < 2 years) 124 patients (185 clubfeet) remaining: 72% male; 49% bilateral
I: PMR (‘medial saggital approach’) N= 124 patients N= 185 clubfeet
PMR (‘medial saggital approach’) posterior release, followed by medial and plantar release, and transfer of tibialis anterior tendon; no internal fixation used, but medial wound was left open (packed with vaseline gauze); after surgery, above-knee cast applied; all wounds healed satisfactorily within 2-3 weeks, with no loss of the surgical correction no details provided on prior conservative treatment
C: no control treatment Compared to normal foot in unilateral clubfeet patients
Endpoint of follow-up: at least 2 years 2-5 y (57%) 6-10 y (11%) >10 y (32%) Age at surgery varied from 3 months to >7 years 3-11 m (53%) 1-2 y (26%) >2 y (12%) Loss to followup: 39%; no details provided on these patients
Treatment success: foot function assessed clinically and radiographically Foot function based on general appearance foot, unshod gait, talocalcaneal angle, overall stiffness, residual equinus / varus deformities / metatarsus adductus excellent = normal appearance with free range of motion of ankle, and no or minor residual deformities good = normal function a plantigrade foot, no fixed deformity, and dorsiflex at least 10" fair = moderate metatarsus adductus or heel varus deformity or a mild equinus deformity
139
No comparison of treatments (not rated with GRADE); retrospective; loss to followup; short-tointermediate follow-up; quasifunctional outcome measure (pain and activity limitations not assessed) Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = VERY LOW
Authors concluded that procedure proved to be an effective method of obtaining and maintaining a plantigrade, normalappearing, functional, and painless foot Note that medial wound was left open (to prevent tension to the skin); authors claim that all wounds healed within 2-3 weeks, with no loss of the surgical correction, and without infections Note: study performed in Western Samoa
poor = poor appearance of foot, residual fixed deformity in varus, equinus, or both; caws or excessive planovalgus; inability to dorsiflex
Cohen-Sobel et al, 1993
Retrospective cohort N= 44 patients N= 65 clubfeet Time period = 1980-1992 Orthopaedic Dept, hospital; USA
Inclusion criteria: patients undergoing clubfoot surgery at NYCPM (29)) or other institutions (24) Exclusion criteria: not mentioned 9/29 NYCPM patients lost to follow-up 44 patients (65 clubfeet) remaining: 50% male; 50% bilateral
140
I: PMR (Turco) N= 44 patients N= 65 clubfeet
PMR (Turco) Standard or modified Turco; 63% modified posterior medial releases; 34% had ≥1 previous operations; 54% of all first surgeries occurred between ages 3-9 months posterior release, followed by medial and plantar release, and transfer of tibialis anterior tendon; no
C: no control treatment
Endpoint of follow-up: average 6.9 y (range, 1-41 y) Mean age at surgery 13 months (range, 6 w – 34 y) Loss to followup: 9/29 for NYCPM (31%); no details provided on these patients
Foot function 80.1% ‘excellent’ 10% ‘good’ 8.8% ‘fair’ 1.1% ‘poor’ i.e. 90% excellent or good Treatment success: foot function assessed clinically and radiographically Foot function Funtional rating system of Atar et al (1990); modified; includes parameters such as foot length difference, forefoot adductus , ankle dorsiflexion, gait analysis, and function (pain, limitation of activity, shoe wear)
No comparison of treatments (not rated with GRADE); retrospective; small study; loss to followup; short-tointermediate follow-up; functional outcome measure Outcome measure = Treatment quality Level of
Authors conclude that patients had significant amounts of forefoot adductus with intoe gait, heel varus, limb length discrepancies, limited ankle, and subtalar joint range of motion, but >93% were relatively painfree and 80% had unrestricted
internal fixation used, but medial wound was left open (packed with vaseline gauze); after surgery, above-knee cast applied; all wounds healed satisfactorily within 2-3 weeks, with no loss of the surgical correction
Foot function >89% able to walk barefoot, unassisted, run, and jump; >80% engaged in full physical activity, and were able to wear any shoes; 57% were pain-free (36% had occasional or mild pain)
no details provided on prior conservative treatment
evidence = VERY LOW
physical activity and were able to wear any shoes
setting (Nepal) may affect relevance for situation in NL; low number of patients; no long-term follow-up; no functional evaluation
Authors conclude that Ponseti was superior in reduction and correction of clubfoot deformity as compared to Kite; in paired analysis difference becomes statistically significant at 4th week and in unpaired analysis at 10th
Relapse (repeat surg.) 34% repeat surgeries Ponseti versus Kite (comparative studies) 3 RCTs / 1 cohort studies Rijal et al, RCT Inclusion criteria: I: Ponseti 2010 N= 38 patients consecutive patients N= 26 patients N= 60 clubfeet with clubfoot in study N= 30 clubfeet period; congenital Time period = CTEV PS. clubfeet randomized 2005-2006 to the treatment groups Exclusion criteria: age Orthopaedic >2 years; cases with 3 subgroups: Dept, hospital; prior surgery (1) 12 bilateral: Nepal Pons+Kite 38 out of 49 included (2) 4 bilateral: Pons+Pons 38 patients (60 (3) 10 unilateral: Pons clubfeet) : 76% male Tendo Achilles 22 (58%) bilateral tenotomy if required 16 (42%) unilateral (judged by treating surgeon);abduction
141
C: Kite N= 24 patients N= 30 clubfeet
3 subgroups: (1) 12 bilateral: Pons+Kite (2) 6 bilateral: Kite+Kite (3) 6 unilateral: Kite As in intervention group
Endpoint of follow-up: 10 weeks (from start treatment) Mean age at treatment 196 days (3-720 days) = 5 to 6 months Loss to followup: none?
Treatment success: foot alignment (Pirani score; mid foot, hind foot, total); p-values (paired; unpaired analysis) Pirani score: on podograms by blinded observers; measured weekly for 10 weeks Foot alignment Total Pirani (10 weeks)
reasons to downgrade the level of evidence
See GRADE-
3 subgroups: Pirani Total (I/C) (1) 5.2 / 5.5 (2) right 5.6 / 5.3 left 5.8 / 5.3 (3) 5.8 / 5.3
splint with shoes after last cast; Bar (Dennis Brown) untill walking; patients without satisfactory correction at end of 10th week subjected to operative methods of correction 29/30 (96%) underwent percutaneous Achilles tenotomy
Subgroup-1 (bilat) PK or KP (paired anlysis) I: 1.2 ±0.57 C: 2.36±0.67 P=0.0001 Subgroup-2 (bilat) PP or KK (unpaired ana) Right feet compared I: 1.0 ±0.41 C: 2.0±0.32 P=0.01
Underwent tenotomy when required (% not provided)
Left feet compared I: 0.62 ±0.48 C: 2.1±0.68 P=0.01 Subgroup-3 (unilat) P- or KI: 1.05 ±0.49 C: 1.91±0.73 P=0.02 Similar results for hind foot and mid foot Pirani scores
Sanghvi and Mittal, 2009
142
RCT N= 42 patients N= 64 clubfeet
Inclusion criteria: patients with idiopathic clubfoot
I: Ponseti N= 21 patients N= 30 clubfeet
C: Kite N= 21 patients N= 34 clubfeet
Endpoint of follow-up: mean 36 ± 4 months
Treatment success: foot function (system of Atar et al, 1992); clinical,
profile per intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant studies together)
week from start treatment Note: hind foot, midfoot and total Pirani scores reduced much faster with Ponseti than Kite
Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = LOW* *downgraded 2 points because of indirectness (short followup; no [validated] functional outcome measure), and serious imprecision (low number of patients) setting (India) may affect relevance for situation in NL;
Authors conclude that Ponseti method can achieve
Time period = ? Orthopaedic Dept, hospital; India
Exclusion criteria: myelocele, arthrogryposis multiplex congenital, other neuromuscular causes All clubfeet manipulated, casted, and followed up by one experienced orthopaedic surgeon
Standard Ponseti, tendo Achilles tenotomy in patients with residual equinus; abduction splint with shoes after last cast; Bar (Dennis Brown) untill walking, thereafter at night; open toe box shoes (similar to Kite group) during day
Standard Kite, fulltime splinting; straight medial bar untill walking, thereafter at night; open toe box shoes during day until age of 4-5 years
42 patients (64 clubfeet) : 64% male
% percutaneous Achilles tenotomy not mentioned
No percutaneous Achilles tenotomy?
81% presented at ≤12 weeks other characteristics not mentioned
Mean age at treatment: 81% presented at ≤12 weeks
Loss to followup: none?
functional, radiological assessments; pvalues Foot function (Atar, 1992): dorsiflexion, passive motion, position, gait, angles, shoe type, functional limitation, pain, satisfaction (max=100); excellent=85-100 Good=70-84 Fair=60-69 Poor= less than 60 Treatment failure defined as Atar score ≤60 points Treatment success Foot function Atar >60 points I: 26/30 (87%) C: 27/34 (79%) P=0.66 Sec outcome measures I versus C Fewer casts (7 vs 10, p=0.01); shorter
143
low number of patients; no long-term follow-up; functional evaluation (but scoring system not validated) reasons to downgrade the level of evidence
See GRADEprofile per intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant studies together) Outcome measure = Treatment quality
more rapid correction and better ankle dorsiflexion with fewer casts, without weakening the Achilles tendon Note: success rate (Atar score) was not statistically different between treatment groups; no significant differences in residual deformity, age at relapse, pain, complications, gait, muscle power, calf atrophy, foot size, functional limitation, and patient satisfaction
duration casting (10 vs 13 weeks, p=0.02); greater max ankle dorsiflexion (12o vs 6o, p=0.04)
Sud et al, 2008
RCT N= 45 patients N= 67 clubfeet Time period = 2003-2004 Orthopaedic Dept, hospital; India
144
Inclusion criteria: patients with idiopathic clubfoot <3 months of age Exclusion criteria: nonidiopathic clubfoot patients assessed and followed up by single surgeon unaware of group; manipulation and casting done by two other coauthors
I: Ponseti N= 23 patients N= 36 clubfeet
C: Kite N= 22 patients N= 31 clubfeet
Standard Ponseti, tendo Achilles tenotomy if required; abduction bar 2-3 months, followed by 2-4 years at night
Standard Kite, night brace that maintained correction in dorsiflexion and slight valgus
% percutaneous Achilles tenotomy not mentioned
53 randomized, 8 lost to follow-up
casting till correction or reached 1 year of age, whichever was earlier.
45 patients (67 clubfeet) :
No correction by 1 year considered failure
No percutaneous Achilles tenotomy?
As in intervention group
Endpoint of follow-up: mean 26 ± 3.3 months Mean age at treatment: 2632 days Loss to followup: 8/53 (15%) No further details provided
No significant diff in other parameters of motion, position, adduction; slightly fewer residual deformities and recurrences in Ponseti (not statist sign) Treatment success: foot correction; clinical, functional, radiological assessments; pvalues Foot correction Judged by physician (no predefined criteria mentioned) no correction by 1 year considered failure Treatment success Foot correction Physician’s judgement
setting (India) may affect relevance for situation in NL; low number of patients; no long-term follow-up; outcome measure not well-defined (physician’s judgement) reasons to downgrade the level of evidence
See GRADE-
Authors conclude that Ponseti is superior to Kite in achieving correction in idiopathic clubfeet in a relatively shorter period of time Note: treatment success is based on physician’s judgement (no predefined criteria; not validated) Note: higher
Mean age 26-32 days 69% male Bilat clubfeet (49%) Unilat (51%)
No correction by 1 year considered failure
I: 33/36 (92%) C: 21/31 (68%) P<0.05 As function of severity at baseline (Diméglio) Very severe I: 16/18 (89%) C: 14/24 (58%) P<0.05 no difference between treatment groups for benign or moderate severity (Diméglio)
Severity (Diméglio) 14.4 (I) versus 16.2 (C)
profile per intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant studies together) Outcome measure = Treatment quality
Note: lower relapse rate in Ponseti group (21.1% vs 38.1%), but not statistically significant
Sec outcome measures I versus C
Segev et al, 2005
Cohort; historic control Orthopaedic Dept, hospital; Israel
Inclusion criteria: idiopathic clubfoot; ≥1 year follow-up
I: Ponseti N= 32 patients N= 48 clubfeet
C: Kite N= 40 patients N= 61 clubfeet
Exclusion criteria: not mentioned
Standard Ponseti, tendo Achilles tenotomy (all Ponseti patients); DenisBrown splint for 3 months, and at night time untill age 2 years
Kite: modified Kite and Lovell technique (Kite, 1964); no info on bracing
Mean age: 96% treated immediately after birth
Endpoint of follow-up: differs per treatment group I: 29.2 months (range 16-45) C: 54.9 months
145
Fewer casts (6.2 vs 10.7, p<0.05); shorter duration casting (49.4 vs 91.2 days, p<0.001) Treatment success: foot function (Diméglio score; Functional rating system [Ezra et al, 2000]); treatment failure; p-values Foot function: at end of follow-up, Ponseti group
clubfoot severity at baseline in the Kite group (potential bias); however, restricting analysis to very severe clubfoot (Diméglio score) showed higher success rate in the Ponseti group (89% vs 58%)
low number of patients; large difference in length of follow-up between treatment groups; no long-term follow-up; outcome
Authors conclude that Ponseti is superior to Kite, with higher success rates and fewer complications Note: large difference in
71% male Bilat clubfeet (50%) Unilat (50%) Severity (Diméglio) 11.9 (I) versus 12.3 (C) No statistically significant differences between groups in age, gender, severity of clubfoot
percutaneous Achilles tenotomy (98%) as part of Ponseti
(range 44-68) No (early) Achilles tenotomy
Age at treatment: immediately after birth Loss to followup: unknown (only patients with ≥1 year follow-up were included) No further details provided
analyzed with Diméglio score, but Kite group with Functional rating system (no comparison between groups possible) Treatment failure: residual deformity requiring surgery (judged by physician); PMR or posterior release Treatment success Foot funct (Diméglio) I (Ponseti group) Baseline: 11.9 (2.0; 17) Follow-up: 3.2 (0; 15) Only baseline Diméglio score mentioned for control group: no comparison possible Treatment failure: Requiring surgery I: 3/48 (6%) C: 35/61 (57%)
146
measure not well-defined (physician’s judgement); foot function cannot be compared between treatment groups because of difference in outcome measures reasons to downgrade the level of evidence
See GRADEprofile per intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant studies together) Outcome measure = Treatment quality
length of followup between treatment groups
Residual deformity at end of follow-up I: 3/48 (6%) C: 27/61 (44%) Accelerated Ponseti versus standard Ponseti: 1 RCTs / 1 cohort study Harnett et al, RCT Inclusion criteria: I: accelerated Ponseti 2011 idiopathic CTEV; age N= 19 patients Randomized at < 90 days; local N= 29 clubfeet patient level residency; informed consent As in control group, but N=40 patients with plaster-change 3N= 61 clubfeet Exclusion criteria: none times per week mentioned Orthopaedic Dept, hospital; Mean age: 31 days Malawi (range, 7-50) 50% male Bilat clubfeet (53%) Severity (Pirani) median (range) I: 5.5 (4.5-6.0) C: 5.0 (4.0-6.0) No statistically significant differences between groups in age, gender, severity of clubfoot, requirement of tenotomy
147
percutaneous Achilles tenotomy (79%) as part of Ponseti PS. higher % tenotomy in this group may be due to slightly higher deformity at baseline (Pirani score)
C: Ponseti N= 21 patients N= 32 clubfeet Standard Ponseti, weekly plasterchange until clinical correction achieved; percutaneous tendo Achillis tenotomy if dorsiflexion < 10° at end manipulation / plastering; abduction braces 3 years, 23 hours/day 1st 3 months, followed by nighttime bracing until 3 years percutaneous Achilles tenotomy (52%) as part of Ponseti
Endpoint of follow-up: I: 258 days (range 70-348) C: 244 days (range 25-346) endpoint of treatment = ‘treatment time in plaster’= number of days in plaster prior to a tenotomy Loss to followup: 5 patients; 1 patient died during treatment, 4 lost to fup after plaster treatment (2 in each group)
Treatment success: foot alignment/severity (Pirani score); treatment time in plaster; treatment failure (recurrence); p-values, HR [95%CI] Treatment failure = Pirani score > 1.0 at 21 days of plaster treatment Treatment time in plaster = number of days in plaster prior to a tenotomy Treatment success Foot alignment median Pirani score (range) At tenotomy / end of treatment: I: 0.5 (0.5-1.0) C:0.5 (0.0-1.0) change from baseline
low number of patients; no long-term follow-up; no data on foot function reasons to downgrade the level of evidence
See GRADEprofile per intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant studies together)
Authors conclude that accelerated Ponseti with plaster changes 3- times a week appears to be as effective as standard Ponseti with weekly plasterchanges Note: short follow-up (< 1 year), and that compliance to bracing was not analysed (: main reason for recurrence)
Outcome measure = Treatment quality
Note: transportation costs were refunded (may inflate success rate)
Level of evidence =
Note: incidence of clubfoot is 2-
I: -4.5 (-3.5; -5.0) C: -4.0 (-3.5; -5.0) P=0.30 At 6 months followup: I: 0.0 (0.0-1.0) C: 0.5 (0.0-0.5) P=0.63
MODERATE* *1 point deducted for imprecision (scarcity of data)
times higher in Malawi as compared to most Western countries
Treatment time in plaster median (IQR) in days I: 16 (14-20) C: 42 (35-84) Treatment failure I: 3/19 (16%) these 3 patients crossed over to standard Ponseti (1 required tibialis anterior transfer)
Morcuende et al, 2005
Cohort; retrospective chart review 1992- 2003
148
Inclusion criteria: consecutive idiopathic CTEV patients treated by senior author
I: accelerated Ponseti N= 108 patients N= ? clubfeet
C: Ponseti N= 111 patients N= ? clubfeet
As in control group, but
Standard Ponseti,
Endpoint of follow-up: treatment time to plaster
C: 2/21 (9.5%) these 2 patients required tibialis anterior transfer (in addition, 1 patient died of malaria) Treatment success: number of casts for full correction; treatment time in plaster; treatment
low number of patients; short follow-up; no data on foot function;
Authors conclude that (accelerated) Ponseti is very effective and
N=230 patients N=319 clubfeet
Exclusion criteria: positional clubfeet
Ponseti centre, university hospital; USA
Age: < 4 months (67%), 4-6 months (16%), > 6 months (16%)
2 groups based on geography: far away requiring lodging (I) versus on driving distance (C)
Mean age 3 months (I) versus 5 months (C) 67% male Bilat clubfeet (53%)
time between plasterchange 5 days instead of 7 days Note: Harnett et al (2011) use higher frequency of plasterchange percutaneous Achilles tenotomy (85%) as part of Ponseti PS. 165/230 (72%) had earlier non-surgical treatment elsewhere (physical therapy or serial casting); 95% of patients came to clinic with all components of deformity uncorrected
weekly plasterchange until clinical correction achieved; percutaneous tendo Achillis tenotomy; abduction braces full time 2- 3 months, at night and naptime 34 years
Length followup for data on relapse: not stated (but should be several years in view of study period) Loss to followup: none
percutaneous Achilles tenotomy (81%) as part of Ponseti
failure (relapse); pvalues Treatment time in plaster = number of days in plaster prior to tenotomy Treatment failure (relapse) = appearance of any components of deformity, including cavus, adductus, varus, or equinus Treatment success Number of casts for full correction average 4 casts no difference between groups (p=0.85) Treatment time in plaster I: 16 days C: 24 days P=0.001 Treatment failure relapse I: 11/108 (10.2%) C:25/111 (22.5%) P=0.01
149
groups not comparable at baseline; patient history not well defined (majority had earlier nonsurgical treatment elsewhere) See GRADEprofile per intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant studies together) Outcome measure = Treatment quality
deformity can be corrected in relatively short time Authors also state that changing casts every 5 days is probably the fastest way to obtain correction with minimal side effects; casting every 3 to 4 days, may be uncomfortable (toe edema, swelling of foot) Note: relapse was higher in Ponseti group due to higher noncompliance to bracing; relapsewas low (7-8%) among compliant patients and the same in both groups Parent selfreport on brace
Subgroup-analysis: Bracing compliant patients I: 8% relapse C: 7 % relapse P=0.07 (??)
wear was used to assess compliance. Noncompliance was defined when the foot abduction brace was not used for at least 10 hours a day
in both groups, non-compliance associated with 8.5-times greater odds of relapse as compared to bracing compliant patients (p=0.0001) Ponseti with fiberglass casting versus standard Ponseti: 1 RCT Pittner et al, RCT Inclusion criteria: ‘all’ I: Ponseti / fiberglass 2008 consecutive clubfeet casts Randomized at presenting to N= 13 patients patient level senior authors during N= 16 clubfeet 15-month period N=34 patients As in control group, but N= 42 clubfeet Exclusion criteria: none using semirigid mentioned fiberglass cast Orthopaedic (Scotchcast Soft Cast, Dept, hospital; 3 patients excluded 3M) USA post-randomization Funding: noncommercial
No significant diff between groups in demographics, except sex (all 4 female patients enrolled in intervention group) Clubfoot severity
150
percutaneous Achilles tenotomy (88%) ; defined under ‘additional surgery’ (i.e. not considered as part of Ponseti)
C: Ponseti (Paris casts) N= 18 patients N= 23 clubfeet Standard Ponseti (Paris cast) until clinical correction achieved; percutaneous tendo Achillis tenotomy; abduction braces full time 2- 3 months, at night and naptime 34 years percutaneous Achilles tenotomy (87%) ; defined under ‘additional
Endpoint of follow-up: once maximal correction was obtained by serial casting before any additional procedures (tenotomy, PMR)
Treatment success: foot alignment/severity (Diméglio score); number of casts for maximal correction; requirement additional surgery; p-values
Mean age at treatment: <2 weeks (both groups)
Treatment success Clubfoot severity Diméglio score I: 6.4 (= moderate) C: 4.2 (= benign) P=0.04
low number of patients; short follow-up; no data on foot function; improper randomization (based on medical record number); endpoint of fup not welldefined (‘maximal correction’); no blinding
Loss to followup: 3/34 (9%); 3 patients
Number of casts for maximal correction I: 6.1 casts
reasons to downgrade the level of
Authors conclude that the use of plaster casts (standard Ponseti) resulted in a statistically lower (= better) DiméglioBensahel score at the completion of serial casting, as compared to the use of fiberglass casts
Diméglio score I: 13.1 C: 12.3 P=NS
surgery’ (i.e. not considered as part of Ponseti)
Mean age < 2weeks 87% male Bilat clubf : not stated
excluded postrandomization: medical reasons (1), loss to fup (1), I-to-C crossover (1)
C: 5.2 casts p=0.2 Additinal surgery Achilles tenotomy (TAL) I: 14/16 (88%) C: 20/23 (87%) P=NS PMR (= failure?) I: 2/16 (13%) C: 0/23 (0%) Patient satisfaction Parent questionnaire only slight differences, statistically NS
Ponseti with AFO versus Ponseti with DBB (comparison of bracing methods): 1 cohort study Janicki et al, Cohort; Inclusion criteria: I: Ponseti + AFO C: Ponseti + DBB
151
Endpoint of
evidence See GRADEprofile per intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant studies together) Outcome measure = Treatment quality Level of evidence = LOW*
37/39 (95%) clubfeet achieved ‘clinical correction’ (not further defined)
*2 points deducted: 1 point for imprecision (scarcity of data), and 1 point for serious limitations in study design (improper randomization, no blinding)
Treatment success:
low number of
Authors
2011
retrospective chart review 2001- 2002 N=45 patients N=69 clubfeet University hospital; Canada 2 groups based on change in practice from AFO to DBB in 2002 Funding: noncommercial
consecutive idiopathic CTEV patients in study period; succesful correction using Ponseti Exclusion criteria: nonidiopathic; failure of casting; primary treatment elsewhere 45 (69 clubfeet) included Baseline characteristics I/C Mean age: 6.9 / 9.7 w Sex: 82 / 78% male Bilat: 76 / 39% No. Casts: 5.5 / 4.8 Ach. Teno: 83 /74%
N= 17 patients N= 30 clubfeet
N= 28 patients N= 39 clubfeet
Standard Ponseti; percutaneous Achilles tenotomy to address residual equinus (< 10° of ankle dorsiflexion) in 83% of patients
Standard Ponseti; percutaneous Achilles tenotomy to address residual equinus (< 10° of ankle dorsiflexion) in 74% of patients
Ankle foot orthoses (AFO): AFO full-time until 5 years
Dennis Brown boots (DBB): DBB full-time for 1st 3 months, followed by night- and sleeptime use until 4 years
follow-up: mean (range) in months: I: 60 (50-72) C: 47 (36-60) Loss to followup: none
recurrence; requirement additional surgery; p-values Recurrence= any deformity requiring additional casting and/or surgical procedures (i.e. apart from tenotomy during Ponseti treatment) Treatment success Recurrence Rate (%) I: 25/30 (83%) C: 12/39 (31%) P<0.001 Time of recurrence months after correction I: 33.3 weeks C: 42.9 weeks Risk of recurrence OR adjusted for bilaterality OR= 10.6 for AFO AFO associated with 10.6-times higher risk of recurrence (as compared to
152
patients; no data on foot function; groups not comparable at baseline (historic control; severity clubfoot not determined); difference in fup time; no data on brace compliance (potential confounding)
conclude that DBB is superior over AFO in preventing recurrences following correction of clubfeet using Ponseti
easons to downgrade the level of evidence
Abduction of the foot is required to stretch medial soft tissues, and an AFO is unable to control this
See GRADEprofile per intervention (comparison) and outcome measure (taking all relevant studies together) Outcome measure =
83% recurrence in AFO group suggests that orthoses are not much better than no bracing at all
newer braces (Mitchell Brace, Dobbs articulated abduction orthosis) may improve tolerance and retention of the foot in the
DBB) Characterization recurrence I: 2 repeat Achilles tenotomy, 7 posterior release, 9 PMR, 5 osteotomy, 2 first tenotomy (tot=25) C: 5 repeat Achilles tenotomy, 2 posterior release, 5 casting only (tot=12) Requirement additional surgery rate discounting recasting or first tenotomy I: 23/30 (77%) C: 7/39 (18%) p < 0.001
153
Treatment quality Level of evidence = VERY LOW* *1 point deducted for serious limitations in study design (possible confounding by difference in severity at baseline, and in brace compliance during followup)
braces; their effectiveness remains to be proven, but they do retain the principles of stretching medial structures of foot and ankle age at which bracing can be stopped remains unclear but, based on when most recurrences present (most within 1st year, only 1 occurred after 2 years), splintage for at least 3 years seems prudent
Hoofdstuk 5, uitgangsvraag: Wat is het belang van patiëntgerelateerd prognostische factoren voor het behandelsucces bij behandeling volgens Ponseti? Evidence table for prognostic studies Research question: which patient related risk factors predict outcome after use of the Ponseti method for treatment of idiopathic clubfeet? Study Study Patient Prognostic factor(s) Follow-up Outcome measures and Level of evidence reference characteristics characteristics effect size (EBRO) Zhang et al, Retrospective Inclusion Baseline severity 2 years Treatment quality: relapse Retrospective cohort; 2012 cohort study criteria: (Diméglio score) requiring surgery; no adjustment for consecutive associations; univariate potential confounders N=323 infants with 0 = normal foot logistic regression (only univariate patients idiopathic ≤5 = benign (probability of good analysis); nonN= 479 clubfoot 6–10 = moderate oucome); p-values compliance of bracing clubfeet 11–15 = severe not determined; no Exclusion 16–20 = very severe Treatment quality based on functional outcome; Time period = criteria: earlier surgical requirement after large sample size from feb 2001 treatment; Brace compliance (DBB) relapse: Good = plantigrade teratologic and was not assessed foot achieved with/without Level of evidence Orthopaedic paralytic perc. heel cord tenotomy; (EBRO): dept children clubfoot Fair = foot that required Level-B hospital; USA deformities limited PR, TATT, or lateral column shortening; Poor = Source of Severity foot that required complete funding: no (Diméglio) PMR conflicts of Benign: 0 interest Mod: 86 (18%) Treatment quality as declared Severe: 305 function of baseline severity (64%) (Diméglio) Very Sev:: 88 % Good/Fair/Poor outcome (18%) Baseline Diméglio score Strict Ponseti Mod: 92%/5%/3% treatment; Severe: 80%/10%/10% abduction Very Sev: 63%/23%/15% orthoses: fullTotal: 79%/11%/10% time 3 months, return visit each Baseline Diméglio score month, and then ≤8 resulted in 100% Good
154
Comments Authors conclude that evaluating the severity of clubfeet before Ponseti treatment provides prognostic information on outcome at age 2 years for parents Note: treatment outcome was defined in terms of requirement for additional surgery other then tenotomy; follow-up was short (2 years) and foot function was not measured Note: bracing compliance (potential confounder) was not measured This study is the first to correlate clinical outcome at 2 years of age with severity classification of clubfoot at initial presentation
at night until 2 years with fup every 3months
Up to 16 resulted in ≥66% Good > 16 resulted in drop % Good
Age <3 month 100% Bilat. 48%
Logistic regression: strong correlation between baseline Diméglio score and probability of Good outcome (p<0.0001)
% tenotomy not stated
Ramirez et al, 2011
Cohort study; retrospective chart review N=53 patients N= 73 clubfeet Time period = 2005-2007 Orthopaedic outpatient clinic, Puerto Rico Source of funding: no outside funding; no
155
Inclusion criteria: consecutive infants with idiopathic clubfoot; Ponseti treated by single surgeon (1st author)
Demographic data obtained from hospital database or parents
Exclusion criteria: any earlier surgical procedure; patients with evidence of a syndrome
Compliance: definition unclear (refer to Haft 2007 and Dobbs 2004, who use different definitions for compliance)
Brace compliance (DBB) As reported by family; 47% reported noncompliance (52% recurrence versus 11% in compliant patients)
Note: initial correction
Endpoint of follow-up: mean duration 48 months after completion cast treatment (range, 36-60 months) For how many participants were no complete outcome data available? N (%): none
At Diméglio score <11 the estimate of the probability of a Good outcome is at least 0.9 [0.85; 0.95] (95% CI); at a score >15 the estimate is 0.72 [0.67; 0.76] Treatment failure: relapse; non-compliance; univariate logistic regression; unadjusted OR [95%CI] Factors analyzed: side of involvement, previous treatments, number of casts, use of tenotomy, follow-up time, educational family level, family income, type of insurance, and brace compliance Relapse= increase in Diméglio Score of grade I to grade II, III, or IV after completion of the casting protocol; requiring a repeat
Retrospective cohort; small sample size; no adjustment for potential confounders (only univariate analysis); non-compliance of bracing is parentreported (reporter bias); reverse causation not excluded
Authors conclude that non-compliance is a significant risk factors for recurrence of clubfoot deformity after correction with the Ponseti method (9times more likely to have recurrence [95% CI=2.2-38.5]).
Level of evidence (EBRO): Level-B
Noncompliance was not related to family education, cultural, or income level (univariate analysis); data do not support concept that poor bracing compliance is secondary
conflicts of interest declared
Age <1 month 67% Hispanics 100% Male 72% Bilat. 38% Casting 6 weeks (range, 4-10 weeks) 11% with earlier conservative treatm Severity (Diméglio) Class-I: 0 Class-II: 20 (27%) Class-III: 46 (63%) Class-IV: 7 (10%) Ponseti treatment Standard Ponseti; mean 4.2 casts required; 72% had tenotomy; bracing (DBB) full-time for 3 months and then at night until 4 years
was obtained in all clubfeet
manipulation Relapse rate 16/53 patients (30%) 24/73 clubfeet (33%) 14 grade-II, 10 grade-III at fup Statistical analysis univariate logistic regression OR[95%CI] (1) risk of recurrence Female/male: 2.82[0.80;10.2] P= NS Diméglio at baseline (II) 1.00 (ref) (III) 1.02[0.33;3.38] (IV) 3.11[0.53;20.4] P=NS Education ≤ High school: 1.00 (ref) > High school: 0.84[0.16;3.44] P=NS Compliance to bracing Yes: 0.11[0.02;0.42] No: 1.00 (ref) P=0.003 (2) risk of non-compliance
156
to specific families’ characteristics or cultural origin ‘Ponseti postcasting orthotic protocol needs to be reevaluated to a less demanding option to improve outcome and brace compliance’ Note: 47% (!) reported non-compliance to bracing Note: small sample size did not allow multivariate analysis, and risk estimates are likely to be confounded by other risk factors Note: there is no concensus with the definition of recurrence (different definitions are being used in literature)
Recurrence Yes: 0.11[0.02;0.42] No: 1.00 (ref) P=0.003 Education ≤ High school: 1.00 (ref) > High school: 1.75[0.46;7.52] P=0.42 (NS)
Avilucea et al, 2009
Prospective cohort study; Ponseti N=102 patients N= 140 clubfeet Time period = 2003-2006 Orthopaedic dept university hospital; New Mexico, USA Source of funding: noncommercial; no conflicts of
157
Inclusion criteria: infants with idiopathic clubfoot treated at study hospital; not treated elsewhere before referral; acceptance to enroll in institutional database tracking patient data 102 patients (140 clubfeet) were enrolled [how these were selected is not stated]:
Distance from the site of care (rural versus urban families), age at presentation, number of casts required for initial correction (measure of severity), intrinsic factors of clubfoot deformity (Pirani scores), need for tenotomy, family demographic variables (native American ethnicity, marriage, insurance, level of education, family income Brace compliance (DBB) As reported by family Non-compliance:
Endpoint of follow-up: at least 2 years Urban: 28.6 ± 2.7 months Rural: 28.0 ± 2.6 months
For how many participants were no complete outcome data available? N (%): 2 (2%); lost to fup from rural group (not analyzed); Note: 7 feet had no initial correction and these were excluded from analysis of relapse
All other risk factors: statistically non-significant associations (p>0.23) Treatment failure: relapse; non-compliance; univariate logistic regression ( unadjusted OR); [95%CI]; improvement of Pirani score (limited multivar analysis) Relapse= recurrence of deformity requiring repeat manipulation and cast application or surgical intervention Subgroup analysis: urban versus rural (urban defined as <121 km from study hospital) Urban: N=50 (68 cf) Rural: N=50 (68 cf) Early recurrence (relapse) =
small sample size; no adjustment for potential confounders (only univariate analysis); non-compliance of bracing is parentreported (reporter bias); reverse causation not excluded; patient population (rural Native Americans) deviates from situation in NL; no blinding of outcome assessors (Pirani); prospective cohort Level of evidence (EBRO): Level-B
Authors conclude that compliance is imperative for success of Ponseti method; noncompliance is more common in rural Native American patients as compared to urban Native American patients and children of othe ethnicities Reasons stated by parents for bracing discontinuation: agitation when wearing brace; deformity seemed corrected; unaware that bracing was critical; did not fully understand written material
interest declared
50 urban + 52 rural Urban/rural (%) Sex 66%/52% Ethnicity Non-hisp w 38/20 Hisp 36/40 Native Am 26/40 Education ≤High Sch 44/60 Age (days) 37/31 Unilat 64/60 Bilat 36/40 Pirani 4.8/4.7 Distance to study hospital (km) 33 km / 332 km
Standard Ponseti Casts 9.3 / 9.3 Tenot 93%/94% 95% of clubfeet had successful initial correction (7 feet not; these were excluded from analysis of
158
discontinuation of orthotic protocol recommended by physician (3 months full time, followed by nap+night time until age 3-4 years) Protocol was reinforced by physician at each visit, and by hand-outs and recommendation for web sites
recurrence of deformity requiring recasting or surgery (1) Relapse Overall 26% Urban 8 patients (16%) Rural 18 patients (36%) P=0.04 (2) Compliance to bracing non-compliance Overall 32% Urban 11 patients (22%) Rural 21 patients (42%) (3) Improvement Pirani (points) Urban 3.94 [3.72; 4.15] Rural 2.51 [2.08; 2.93] P<0.001 Better improvement urban patients persisted after adjusting for ethnicity and family income (‘multivariate’ ; p<0.001) Statistical analysis (for 1 and 2) univariate logistic regression unadjusted OR[95%CI] (1) risk of relapse (OR) - Compliance to bracing Urban Yes: 1.00 (ref)
Suggests particular problems in communicating to these rural Native American families the importance of bracing to maintain correction; an examination of communication styles suggests that these communication failures may be culturally related; Authors state that education material should have been better geared to the particular needs of these parents (cultural groups) PS. authors suggest that very high correction rates of Ponseti and coworkers in Iowa City is partly due to particularly strong motivation parents selecting this particular center based on internet information (reputation); these parents are probably more motivated and better self-educated then those in a regular
recurrence)
No: 33.3 [5.2; 212.2] P<0.001 Rural Yes: 1.00 (ref) No: OR= 120 [18.8; 765.1] P<0.0001 - Other risk factors Urban: all non-significant? Rural: several sign risk factors >>>> Native Am 9.3 [1.7; 50.4] Unmarr par 4.5 [1.3; 15.8] Public or no insur 8.0 [1.8; 35.6] ≤High Sch 5.6 [1.45; 21.7] < 20k$ 12.5 [2.4; 65.5] But, initial severity (Pirani) not significant risk factor: Mild 1.0 Mod 4.5 [0.2; 100.1] Sev 1.4 [0.1; 24.6] (2) Compliance to bracing - Risk factors Urban: all non-significant! Rural: some sign risk factors >>>> Native Am 7.0 [1.4; 34.6] < 20k$ 7.1 [1.6; 31.2] But, initial severity (Pirani) not significant risk factor: Mild 1.0 Mod 0.5 [0.02; 11.5]
159
treatment centre
Haft et al, 2007
Cohort study; retrospective chart review N=51 patients N= 73 clubfeet 4/55 lost to follow-up Time period = 1999-2003 Chidren’s hospital, New Zealand Source of funding: no outside funding; no conflicts of interest declared
Inclusion criteria: consecutive infants with idiopathic clubfoot; parents choosing Ponseti treatment
Demographic data obtained from hospital database or parents
55 chose Ponseti versus 80 choosing surgery
Compliance= full-time brace use for 3 months followed by ≥9 months of nighttime and naptime use
Exclusion criteria: none mentioned Mean age 15 d Age <3 weeks 76% Polynesian 63% Male 65% Bilat. ?% Severity (Pirani) Mild: 3 (6%) Moderate: 8 (16%) Severe: 40 (78%) Ponseti treatment Standard
160
Brace compliance (DBB) As reported by family; 49% reported noncompliance (60% recurrence versus 23% in compliant patients)
Endpoint of follow-up: mean duration 35 months after completion cast treatment (range, 24-65 months) For how many participants were no complete outcome data available? N (%): 4/55 (7%); ‘probably left New Zealand’
Sev 0.8 [0.05; 14.6] Treatment failure: relapse (total, minor, major); univariate logistic regression; unadjusted OR [95%CI] Factors analyzed: number of casts, severity at baseline (Pirani), age at 1st cast, family history, ethnicity (polynesian), and brace compliance Relapse: minor= requiring extra-articular procedure (repeat tenotomy, Ach lengthening, tibial ant transfer to lateral cuneiform); major= requiring intra-articular procedure (posterior caps release, PMR) Relapse Rate Total/minor/major(%) 21 (41%) / 9 (18%) / 12 (24%) Statistical analysis univariate logistic regression OR[95%CI] (1) risk of recurrence (Total) Severity at baseline (Pirani)
Retrospective cohort; small sample size; no adjustment for potential confounders (only univariate analysis); non-compliance of bracing is parentreported (reporter bias); reverse causation not excluded; potential selection bias at study entry (parents chose between Ponseti and operative pathway) Level of evidence (EBRO): Level-B
Authors conclude that non-compliance is a significant risk factors for recurrence of clubfoot deformity after correction with the Ponseti method (9times more likely to have recurrence [95% CI=2.2-38.5]). Both recurrence and noncompliance were not significantly related to clubfoot severity at baseline or ethnicity (or any of the other risk factors) ‘Future success of the Ponseti method will require improved compliance with the bracing protocol’ Note: 49% (!) reported non-compliance to bracing Note: small sample size did not allow multivariate analysis, and risk estimates are likely to be confounded by other risk factors
Ponseti; mean 4.5 casts required; 92% had tenotomy; bracing (DBB) full-time for 3 months and then at night/nap time until 2 years
Mild: 1.00 (ref) Mod: 2.00[0.07;59.6] Severe: 5.43[0.26;115.5] Ethnicity Polynesian: 0.33[0.10;1.07] Other: 1.00 (ref) Compliance to bracing Yes: 0.20[0.06;0.67] No: 1.00 (ref) P=0.009 (2) risk of minor recurrence Compliance to bracing Yes: 0..41[0.09;1.88] No: 1.00 (ref) P=0.25 other risk factors: statistically non-significant associations (p>0.34) (2) risk of major recurrence Cast changes 1-5: 0.22[0.05;0.88] >5: 1.00 (ref) P=0.03 Compliance to bracing Yes: 0.23[0.05;0.99] No: 1.00 (ref) P=0.05 other risk factors: statistically non-significant
161
Note: study may suffer from selection bias because parents chose between Ponseti and operative pathway, and only those chosing Ponseti were analyzed
associations (p>0.09) (2) risk of non-compliance
Dobbs et al, 2004
Cohort study; retrospective chart review N=51 patients N= 86 clubfeet Time period = not stated Orthopaedic dept, university hospital, USA Source of funding: no outside funding; no conflicts of interest declared
Inclusion criteria: consecutive infants with idiopathic clubfoot; Ponseti treated by single surgeon (1st author) Exclusion criteria: other congenital abnormality Mean age 12 weeks Male 63% Bilat. 69% 41% was treated with cast before referral (but none had corrective surgery) Severity (Diméglio) Class-I: 0
162
Demographic data (gender, race, marital status, educational level, income, type of insurance) obtained from hospital database or parents Brace compliance (DBB) As reported by family; 41% reported noncompliance; within 1st 3 months of treatment; complete discontinuation
Note: initial correction was obtained in all clubfeet
Endpoint of follow-up: mean duration 26.7 ± 2.8 months For how many participants were no complete outcome data available? N (%): none
all risk factors: statistically non-significant associations (p>0.21) Treatment failure: relapse; univariate logistic regression; unadjusted OR [95%CI] Relapse= ≥5° of hind foot varus and/or <15° of ankle dorsiflexion Relapse rate 16/51 patients (27 feet= 31%) all their parents reported non-compliance with bracing (!) Statistical analysis univariate logistic regression risk of recurrence, OR[95%CI] Male/female: 0.67[0.20;2.25] White/other: 1.75[0.32;9.55] Married/not: 0.41[0.12;1.36] Diméglio at baseline
Retrospective cohort; small sample size; no adjustment for potential confounders (only univariate analysis); non-compliance of bracing is parentreported (reporter bias); reverse causation not excluded Level of evidence (EBRO): Level-B
Authors conclude that non-compliance and educational level of parents are significant risk factors for recurrence of clubfoot deformity after correction with the Ponseti method Note: 41% (!) reported non-compliance to bracing Identification of patients at risk for recurrence may allow intervention to improve compliance, and, as a result, improve outcome it may be argued that a selected subgroup of patients who are at high risk for noncompliance and recurrence may best be treated by early definitive surgical methods
Class-II: 10 Class-III: 70 Class-IV: 6
(II) 1.00 (ref) (III) 1.60[0.29;8.88] (IV) 8.00[0.80;79.7]
Note: small sample size did not allow multivariate analysis, and risk estimates are likely to be confounded by other risk factors
Ponseti Education treatment ≤ High school: Standard 10.71[1.24;92.2] Ponseti; mean > High school: 1.00 (ref) 4.2 casts Most common reason required; 86% Non-compliance to bracing for non-compliance = had tenotomy; Yes: 183[9.5;3519] inconvenience bracing (DBB) No: 1.00 (ref) full-time for 2-3 months and then at night 2-4 years Studies included in analysis of Ponseti treatment, also containing data on patient related risk factors (for missing details see evidence table for studies on treatment of idiopathic clubfoot) Clarke et Retrospective Baseline Diméglio grade Fup varies from ‘2.5Recurrence of deformity B for more details see al, 2011 Cohort (severity), unilateral vs year presentation (requiring recasting or evidence table for bilateral, gender period’ (Ponseti) to ‘7surgery) studies on treatment of N=70 patients year presentation idiopathic clubfoot N=107 period’ (PMR) Univariate analysis clubfeet Diméglio score (severity): Ponseti not significant in Ponseti N= 50 patients group (p=0.304), but highly N=75 clubfeet significant in PMR group (P= 0.001) Surgical (PMR) N= 68 patients Unilateral vs bilateral: not N= 91 clubfeet significant in Ponseti (p=0.068) or PMR group (p=0.377) Gender: not significant in Ponseti (p=0.266), but significant in PMR group
163
Halanski et al, 2010
Prospective cohort N=55 patients N= 86 clubfeet Ponseti N= 26 patients N= 40 clubfeet Surgical (PMR) N= 29 patients N= 46 clubfeet
Bor et al, 2009
Retrospective cohort Ponseti N= 74 patients N= 117 clubfeet
Family history (yes/no), treatment type (Ponseti, PMR), race (Polynesian, nonPolynesian), baseline Pirani score (severity)
Minimum 2 years; mean 3.7 years
Compliance= full-time brace use for 3 months followed by ≥9 months of nighttime use
for more details see evidence table for studies on treatment of idiopathic clubfoot
B
for more details see evidence table for studies on treatment of idiopathic clubfoot
Family history: OR= 3.81 [1.11; 13.04] Other variables: treatment type, race, Pirani, statistically non-significant (only p-values given; P=0.15; 0.94; 0.41 respectively) Separate model for Ponseti to test influence of brace compliance (non-significant; P=0.67) mean 6.3 y (range 5– 9 y)
Recurrence of deformity (requiring moderate/major surgery [PR, PMR]) Univariate analysis Number of casts: significantly more casts in subgroup with recurrence (mean 7.13 vs 6.00 casts; p=0.045) Brace compliance: significantly more recurrence with poor as compared to good compliance (45.2% vs
164
B
Multivariate analysis
Separate multivariate (?) analysis for Ponseti group, also including brace compliance (abduction orthosis, DBB; family reported) Compliance= full-time brace use for 3 months followed by ≥9 months of nighttime and naptime use Number of casts required to achieve correction (measure of severity), brace compliance (abduction orthosis; family reported)
(p=0.018) Recurrence of deformity (requiring surgery)
Changulani et al, 2006
Ponseti et al, 2006
Retrospective cohort
Brace compliance (abduction orthoses)
Ponseti N= 66 patients N= 100 clubfeet
Non-compliance: failure to use splint continuously for at least ten hours a day
Retrospective cohort Ponseti N= 50 patients N= 75 clubfeet Complex clubfeet
Brace compliance (abduction orthosis) Compliance= precize definition is lacking
mean 18 months (range 6-30 months)
20.5%; p=0.027) Recurrence of deformity (requiring moderate/major surgery [PR, PMR])
for more details see evidence table for studies on treatment of idiopathic clubfoot
Univariate analysis Brace compliance: 21/31 (68%) of relapsed clubfeet had poor compliance (no statistics mentioned)
mean 20 months
Recurrence of deformity (requiring recasting or surgery)
C
parents reported difficulty in keeping foot in splint; some found it difficult to apply the splint single-handed and others reported that their child was unable to kick the legs freely and was unable to roll over in bed; these problems caused frustration in the family and often sleepless nights leading to poor compliance for more details see evidence table for studies on treatment of idiopathic clubfoot
Univariate analysis Brace compliance: ‘all relapses related to problems with shoe fit with standard foot abduction brace’ (there was 14% relapse) ´No relapses occurred after using a new, premolded foot-ankle abduction brace´
165
C
few quantitative details provided
Cooper and Dietz, 1995
Retrospective cohort
Occupation (high- vs low-foot demand), bmi
Foot function (questionnaire; modified Laaveg and Ponseti)
N= 45 patients N= 71 clubfeet
B
Univariate analysis note that reverse causation cannot be excluded, e.g. patients may become overweight as a result of poor foot function
Occupation: significantly more often poor foot function at high-foot demand occupation (p=0.03)
Morcuende et al, 2005
Retrospective cohort N=230 patients N=319 clubfeet accelerated Ponseti N= 108 patients Ponseti N= 111 patients
166
for more details see evidence table for studies on treatment of idiopathic clubfoot
Age at presentation, previous unsuccesful treatment at other institution, number of casts required for correction (measure of severity), brace compliance (abduction brace; family reported) Non-compliance: failure to use splint continuously for at least ten hours a day
Length follow-up for data on relapse: not stated (but should be several years in view of study period)
BMI: BMI tended to be higher in patients with poor foot function (30 ± 6 kg/m2) as compared to those with good or excellent foot function (26 ± 5 kg/m2; p=0.07) Recurrence of deformity (any component including cavus, adductus, varus, and/or equinus) Univariate analysis I (accelerated Ponseti) C (standard Ponseti) not significantly related to age, previous unsuccessful treatment, number of casts (p-values not stated) Brace compliance: significant difference between treatment groups in recurrence rate before
B
for more details see evidence table for studies on treatment of idiopathic clubfoot
adjusting for brace compliance (p=0.01), but not if analysis is restricted to brace compliant patients I: 11/108 (10.2%) relapse C:25/111 (22.5%) relapse P=0.01 Bracing compliant patients I: 8% relapse C: 7 % relapse
Morcuende et al, 2004
Retrospective cohort Ponseti N= 157 patients N= 256 clubfeet
Age at presentation, previous unsuccessful treatment at other institution, number of casts required (measure of severity), brace compliance (abduction brace; family reported) Non-compliance: failure to use splint continuously for at least ten hours a day
mean ~20 months
in both groups, noncompliance associated with 8.5-times greater odds of relapse as compared to bracing compliant patients (p=0.0001) Recurrence of deformity (any component including cavus, adductus, varus, and/or equinus) Univariate analysis not significantly related to age (p=0.98), previous unsuccessful treatment (p=0.5), number of casts (p=0.14) Brace compliance: significant association (p= 0.001) Noncompliance
167
B
for more details see evidence table for studies on treatment of idiopathic clubfoot
associated with 17-times greater odds of relapse compared with compliance (p= 0.0001)
168
Hoofdstuk 6, uitgangsvraag: Wat is de plaats voor systematische screening naar dysplastische heupontwikkeling (DHO, DDH) bij kinderen met een idiopathische klompvoet? Evidence table for prognostic studies Research question: Do idiopathic clubfeet associate with an increased risk of developmental dysplasia of the hip (DDH)? Study Study Patient Prognostic factor(s) Follow-up Outcome measures and reference characteristics characteristics effect size Canavese Case report (a) Inclusion Clubfeet (CTEV) (a) 6 months Frequency clubfeet and hip 2011 , retrospective criteria: none Hip dysplasia (DDH) (b) 6 weeks dysplasia; relative risk, RR cohort (b), (a), consecutive [95% CI] literature children born in (a) 2 cases, new borns review (c) maternity ward with unilateral clubfeet, Diagnosis hip dysplasia: (b) developing hip newborns with >1 risk factor (a) 2 clubfeet dysplasia on same side for hip dysplasia (pos fam patients (a) 2 case as clubfoot hist, breech presentation, (unilat) reports multiple pregn, birth weight developing hip case-1: girl with (b) frequency of > 4000 g, neonatal foot dysplasia unilat left clubfeet, and hip deformities) were screened clubfoot, no fam dysplasia (no models; (1012= 6.4%) ; ultrasound (b) 15785 hist clubfeet or no statistics) (confirmation with newborns; 26 hip dyspl, 10 by radiographs) ; ‘true DDH’ with clubfeet; 20 Diméglio i.e. DDH requiring 37 develop hip score, Ponseti treatment at age 6 weeks dysplasia (incl treatment >> no 2 with hip dysplasia at (a) 2 case reports: see clubfeet, see 6 weeks, but hip patient characteristics (a)) dysplasia at 6 months on same (b) 15785 newborns: Time period = side as clubfoot 125/15785=0.79% hip 2006-2009 immaturity case-2: boy with 37 of 125 develop hip Pediatric unilat right dysplasia Orthopedic clubfoot, no fam 37/15785 = 0.23% hip unit, hist clubfeet or dysplasia university hip dyspl, 11 by 26/15785 = 0.16% clubfeet hospital; 20 Diméglio 2/26 = 7.7% CF have DDH Switzerland score, Ponseti 2/125 = 1.6% hip imm. have treatment >> no CF**
169
Level of evidence (EBRO) (a) case reports = noncomparative; level-C (b) retrospective cohort; comparative (children with and without clubfeet or DDH included); no adjustment for potential confounders; no statistics; not all newborns were screened for DDH; levelB (c) literature review; procedure not described (and e.g. Perry 2010 not included); level-B/C studies; level-B
Comments Authors conclude that the incidence of DDH is higher among clubfoot patients as compared to general population (7.7% vs 0.23% , in this study); similarly, clubfeet were more common among DDH patients; literature review also demonstrates high % DDH among CF patients (6.3%), and high %CF among DDH patients Authors suggest a possible cause-effect relationship between clubfoot treatment (Ponseti) and hip dysplasia (based on 2 case reports) Authors recommend hip ultrasound screening in patients with idiopathic clubfoot, and clinical hip examination at completion of clubfoot
Source of funding: none
hip dysplasia at 6 weeks, but hip dysplasia at 11 weeks on same side as clubfoot
treatment Calculated relative risk, RR: DDH in CF versus non-CF RR= 34.6 [8.8; 136.6]
Authors suggest casting with lighter material, and recommend that babies sleep on their back and not on the side with the casted leg above the contralateral one
(c) literature review: %CF among patients with DDH Wynne–Dav. (1982) 1/165=0.6% Chung (1969) 12/801=1,5% Westberry (2003) 1/349=0,3% This study (2011) 2/125=1,6%** Total 16/1440=1,1%
(b) cohort: no data on patient characteristics; no data on clubfoot severity
Note: this is the first report of patients developing hip dysplasia during clubfoot deformity correction with serial plaster casting
** 125 had ‘ hip immaturity’, of these, 37 developed hip dysplasia (2 patients had clubfeet = 5.4% of patients with ‘true’ hip dysplasia)
Note: classification DDH is unclear (no formal use of Graf methodology); see Perry (2010), ‘hip immaturity’ is probably Graf-IIA, and ‘true DDH’ is probably IIB/III/IV
%DDH among patients with CF Lochmiller (1998) 5/212=2.4% Carney (2006) 8/51=15.7% Paton (2009) 7/60=11.7% This study (2011) 2/26=7.7% Total 22/349=6,3%
Perry 2010
170
Prospective cohort study
Inclusion criteria: consecutive
Clubfeet (CTEV) frequency of hip
Endpoint of follow-up: at age 6 weeks (ultrasound
Calculated 95% CI= [4.2; 9.4] Frequency hip dysplasia [95% CI]
Prospective cohort; noncomparative (only patients with clubfeet
Authors show that 1 in 17 babies with CTEV had hip dysplasia;
N=119 clubfoot patients
infants with idiopathic clubfoot
Time period = 2002-2008 (6.5 years)
Exclusion criteria: known syndrome or neuromuscular abnormality
Children’s hospital; UK Source of funding: no conflicts of interest
dysplasia among clubfeet patients (comparison to published data on frequency in general population)
examination) For how many participants were no complete outcome data available? N (%): none
Diagnosis hip dysplasia: ultrasound screening at age 6 weeks ; grading DDH according to Graf (IIA= ‘immature’; >IIA or >IIB = true DDH [see below])
Ultrasound screening for DDH
angles > 60° = normal (type 1) 43° to 60° = type II < 43° and stable = type III < 43° and dislocated =type IV
81/119=68% male 62 bilateral, 25 left-sided, 32 right-sided; Pirani (mean) 5.02 [3 to 6]
Type II hips deemed physiological before three months of age (IIA), but pathological if abnormality persisted (type IIB) Hip dysplasia (no. patients; freq) Graf grading Frequencies: I 86 (72.3%) IIA 26 (21.8%) IIB 3 (2.5%) III 3 (2.5%) IV 1 (0.8%) Total 119 >IIA >IIB
7 (5.9% [2.4-12.1]) 4 (3.4%)
No statistically significant
171
included; indirect comparison to published data): Level-C
25- to 45-times higher than published for the general population (depending on the definition of true DDH); in support of selective ultrasound screening of hips in infants with CTEV Authors note that DDH identified at an early stage in infancy requires less invasive treatment ; that ultrasound screening is a fast, reliable, readily accessible test which is acceptable to patients and their families; and that such targeted screening appears to satisfy the requirements of an ideal screening program as defined by WHO
associations of DDH (>IIA) with sidedness CF or bilaterality; or between Graf and Pirani scores (p>0.05) Published (Sampath 2003) DDH requiring treatment = 1.3/1000 live births (0.13%)
Paton 2009
Prospective cohort study N=614 newborns with foot deformities N=60 clubfoot patients Time period = 1996-2006 (11 years) Orthop Dept, hospital; UK Source of funding: no conflicts of interest
Inclusion criteria: consecutive infants referred by pediatricians for neonatal foot deformities Exclusion criteria: neurological or syndromic conditions DDH screening program: clinical examination (Barlow and Ortolani tests), and ultrasound (Harcke’s; Graf) Patient characteristics:
172
Foot deformities: CTEV (congenital) CTCV (calcaneovalgus) TEV (postural) MA (metatarsus adductus) frequency of hip dysplasia among patients with foot deformities
Endpoint of follow-up: ‘most assessed before age of 10 weeks’ For how many participants were no complete outcome data available? N (%): none
45-times higher risk DDH in CF patients (based on >IIA); 25-times higher risk (based on >IIB) Frequency hip dysplasia [95% CI] Diagnosis hip dysplasia: ultrasound screening mostly at age < 10 weeks ; grading according to Graf angles > 60° = normal (type 1) 43° to 60° = type II < 43° and stable = type III < 43° and dislocated =type IV
Prospective cohort; noncomparative (different foot deformities are compared, but no comparison is made with the general population); small study size for CTEV (N=60): Level-C
Authors show that 7 in 60 babies with CTEV (11.7%) had hip dysplasia; all were Graf type-II, none of which progressed, i.e. all hips developed normally w/o treatment
Hip dysplasia (no. patients; freq) Graf grading
Authors conclude that routine screening for DDH in cases of CTEV (and postural TEV which is poorly defined) is no longer advocated; ultrasonography and surveillance of hips in infants with CTCV and possibly those with MA should continue
Frequencies: Graf-I/II/III/IV (total)
Note: overall DDH is defined as Graf type-
No differentiation between IIA and IIB (cf Perry 2010)
none stated; no data on CTEV severity
TEV CTEV CTCV MA
420/14/1/1 (436) 53/7/0/0 (60) 75/12/0/6 (93) 24/0/0/1 (25)
II/III/IV, and includes type-IIA (see Perry 2010) Note: for DDH diagnosis, clinical examination has high specificity but low sensitivity; ultrasonography has high sensitivity but low specificity (Jones, 1998; Jones et al, 2000)
Note: TEV considered a ‘soft diagnosis that may not be a true or pathological condition’ (all cases resolved w/o treatment) >> used as control Relative risk DDH DDH defined as Graf types >I TEV 1.0 (control) CTEV 3.2 [1.3-8.1] CTCV 5.3 [2.6-10.8] Note: DDH risk among CTEV was 7/60 (11.7%) ; all were Graf type-II, none of which progressed, i.e. all hips developed normally w/o treatment (= type IIA in Perry 2010)
Carney 2006
Retrospective cohort study N=51 children with clubfeet
173
Inclusion criteria: 51 children with CF undergoing surgical release by single
CTEV
Endpoint of follow-up: radiography at mean 10 months (range, 4-27 months) For how many
Risk DDH Graf type-IV TEV 1/436 (0.2%) CTEV 0/60 (0%) CTCV 6.5% MA 4% Frequency hip dysplasia [95% CI] Diagnosis hip dysplasia: radiography; acetabular index (AI); DDH (acetabular
Retrospective cohort; non-comparative (only patients with clubfeet included): small study size (N=51); patient group ill-defined: Level-
Authors show that 8 in 51 children with CTEV (15.7%) had hip dysplasia (defined as radiographic acetabular index, AI
Time period = not reported Orthop Dept, hospital; USA Source of funding: no conflicts of interest
surgeon (none of the children were diagnosed with DDH at birth)
participants were no complete outcome data available? N (%): unclear
DDH screening at 4 or more months using radiographs (measuring acetabular index, AI)
dysplasia) defined as AI of either hip >28o
C
Hip dysplasia (no. patients; freq) 8/51 (15.7%)
Authors state that awareness and monitoring of DDH in CTEV patients appears warranted
Note: no further details on severity DDH; no Graf classification; no children underwent active treatment for the acetabular dysplasia
Note: patient group illdefined; also note that DDH (acetabular dysplasia) was not treated
39/51=76% male 32 bilateral, 8 left-sided, 11 right-sided; severity (Pirani) not stated Barker 2003 EXCLUDED Olshan 2003 EXCLUDED
Westberry 2003
Review of genetics and epidemiology of CTEV Case-control study of a potential association between joint laxity and risk of CTEV Retrospective cohort study N=349 children with clubfeet
174
>28o ); suggestive of an association between CTEV and DDH
Narrative review
Does not answer the research question
Inclusion criteria: idiopathic clubfoot; at least 2 years follow-up
CTEV
Endpoint of follow-up: radiography at mean 0.8 year (range, 0.1-9.6 year), or signs and symptoms during follow-up (average 8.9
Frequency hip dysplasia [95% CI] Diagnosis hip dysplasia: radiography (AI in comparison with
Retrospective cohort; non-comparative (only patients with clubfeet included): relatively large study size (N=349); patient group ill-
Authors conclude that overall rate of DDH in the idiopathic clubfoot population in this series was less than 1.0%; screening hip
Time period = 1983-1998 Orthop Dept, hospital (tertiary referral); USA Source of funding: no conflicts of interest
Exclusion: diagnoses such as myelodysplasia, arthrogryposis, or other syndromes Note: 340/349 (97%) required surgical intervention (‘reflecting widespread perspective that clubfoot is a surgically treated disease process’) DDH screening: (1) 127 had radiography: acetabular index, intact Shenton line, Tonnis grade (2) 222 were diagnosed based on follow-up (signs or symptoms of DDH) 252/349=72% male
175
year; range, 2.4-17 years) For how many participants were no complete outcome data available? N (%): not stated
‘established ranges of normal values’); or based on clinical signs or symptoms during follow-up 127 (36%) had screening radiogram (decision based on physician preference) at age 0.8 y (range, 0.1-9.6 y) and were followed for average 7.6 y 222 (64%) did not and were followed up for average 8.9 y (range, 2.4-17 y) Hip dysplasia (no. patients; freq) 1/349 (0.3%) detected in the radiography group (0.8% of this group) Note: only 36% had screening radiograph, in the remaining 64% of patients mild DDH may have been missed
defined; only 36% received screening radiography; mild DDH may have been missed in remaining 64% diagnosed based on signs or symptoms during follow-up: LevelC
radiographs in the idiopathic clubfoot population are probably not warranted Note: patient group illdefined; very high % treated with PMR (tertiary referral center; might suggest great severity of clubfeet); screening is perhaps warranted in less severe clubfoot
180 bilateral, 82 left-sided, 87 right-sided; severity (Pirani) not stated
176
Bijlage 7 Zoekfilter patiëntenperspectief 46. exp Consumer Participation/ 47. ((patient or consumer*) adj3 (participat* or decisi* or decid*)).ti,ab. 48. "Patient Acceptance of Health Care"/ 49. exp Attitude to Health/ 50. *exp consumer satisfaction/ or patient preference/ 51. "patient-focused".ti,ab. 52. "patient-centred".ti,ab. 53. (patient adj3 (attitude? or preference)).ti,ab. 54. "patient satisfaction".ti. 55. cooperative behavior/ 56. exp self efficacy/ or self-efficacy.ti,ab. 57. exp Adaptation, Psychological/ 58. coping.ti,ab. 59. ("self perception" or "self concept").ti,ab. 60. exp health education/ or patient education as topic/ 61. exp attitude to health/ or health knowledge, attitudes, practice/ 62. ("informed choice" or "shared decision making").ti,ab. 63. empowerment.tw. 64. ("focus group*" adj3 (patient* or parent* or famil* or spouse*)).ti,ab. 65. *"Quality of Life"/ or "Quality of Life"/px [Psychology] 66. (QoL or "Quality of life").ti. 67. Personal Autonomy/ or self concept/ 68. consumer advocacy/ or freedom/ 69. Needs Assessment/ 70. Patient Advocacy/ 71. Self-Help Groups/ 72. Life Change Events/ 73. Attitude to Death/ 74. Patient-Centered Care/ 75. exp Professional-Patient Relations/ 76. Self Care/ 77. self-management.ti. 78. ((patient* or consumer* or parent* or famil* or spouse*) adj (attitude* or involvement or desir* or perspective* or activation or view* or preference*)).ti,ab. 79. "expert patient*".ti,ab. 80. or/45-79
177
81. exp Decision Making/ 82. exp Communication/ 83. Stress, Psychological/ 84. Emotions/ 85. vignette*.ti,ab. 86. or/81-85 87. exp Patients/px [Psychology] 88. (patient* or consumer*).ti. 89. 87 or 88 90. 86 and 88 91. "focus group*".ti,ab. 92. focus groups/ or narration/ 93. qualitative.ti. 94. 91 or 92 or 93 95. 80 or 90 or 94
178
