Az ADHD heterogenitásának vizsgálata kognitív neuropszichológiai alcsoportképzéssel Tézisfüzet Takács Ádám Témavezető: Prof. Dr. Csépe Valéria, egyetemi tanár
2013. EÖTVÖS LORÁND TUDOMÁNYEGYETEM PEDAGÓGIAI ÉS PSZICHOLÓGIAI KAR PSZICHOLÓGIAI DOKTORI ISKOLA
Tartalomjegyzék A disszertáció témája és főbb kérdései....................................................................................... 2 A végrehajtó funkciók (VF) érintettsége ADHD-ban ................................................................ 3 Tézisek ....................................................................................................................................... 5 Fluencia stratégiák ADHD-ban: kompenzációs lehetőségek ..................................................... 5 Kérdőívvel elkülöníthető altípusok és neuropszichológiai alcsoportok összevetése ADHD-ban .................................................................................................................................................... 7 Az SDQ (Képességek és Nehézségek Kérdőív) az alcsoportok azonosításában ..................... 10 Összefoglalás ............................................................................................................................ 11 A disszertációt megalapozó publikációk .................................................................................. 13 Hivatkozások ............................................................................................................................ 14
1
A disszertáció témája és főbb kérdései A disszertáció célkitűzése a figyelemhiányos/hiperaktivitás zavar (Attention Deficit Hyperactivity Disorder, továbbiakban ADHD) heterogenitásának vizsgálata a kognitív neuropszichológia és a dimenzionális perspektíva módszertanára támaszkodva. A kitűzött cél, s az ezzel kapcsolatban megfogalmazott hipotézisek kiindulópontját az adja, hogy az ADHD nem egységes szindróma, a tünetek gyakorisága és súlyossága, valamint az ezekhez kapcsolódó kognitív, társas, iskolai és munkahelyi érintettséget befolyásolja a nem, a kor, a kultúra, a diagnózis kialakításához szolgáló információforrásoktól, azok kombinációja, valamint a kutatásban használt módszerek (Carr, Henderson, & Nigg, 2010; Lahey & Willcutt, 2010; Nigg, Tannock, & Rohde, 2010). A pszichiátriai gyakorlatban használt DSM-IV (APA, 2000), és ennek átdogozott változata, a hamarosan alkalmazásra kerülő DSM-5 (APA, 2013; http://www.dsm5.org/) nem ad szakmailag megbízható leírást arról, hogy miként lehet kezelni az altípusok temporális instabilitását, a szülői és tanári megítélők között mérhető eltéréseket, a hiperaktív-impulzív és a figyelmetlen tüneti dimenziók alacsony külső validitását (Nigg et al., 2010; Stefanatos & Baron, 2007). Feltételeztük, hogy a diagnózis stabilitását növelheti, ha a neuropszichológia szakmai eszköztárát alkalmazzuk, kikerülve ezzel a mérési reaktivitásból, válaszadói elvárásokból, megfigyelői elfogultságból fakadó problémákat. Tény ugyanakkor, hogy ez a megközelítés igen ritkán fordul elő az ADHD protokolljában, feltehetően azért, mert az ADHD kognitív hátterére vonatkozó ismereteink ma is bizonytalanok. (Sjöwall, Roth, Lindqvist, & Thorell, 2012). A neuropszichológiai módszerekkel kapott eredmények sokféleségének, s nem ritka ellentmondásainak egyik forrása lehet a kompenzációs mechanizmusok olyan mértékű figyelmen kívül hagyása, amely egyúttal lehetséges magyarázata lehet az ADHD heterogenitásának. Ezt a képer tovább árnyalják azok a modern képalkotó eljárásokkal kapott adatok, amelyek arra utalnak, hogy a lassabban fejlődő prefrontális kéreg mellett más területek vesznek részt a hatékonyabb viselkedés kialakításában (Arnsten & Rubia, 2012; Fassbender & Schweitzer, 2006; Shaw et al., 2007). Feltételezhető, hogy a korábban érő motoros területekhez, illetve a poszterior régió területeihez a köthető a sikeres kompenzációt kísérő aktivitás (Arnsten & Rubia, 2012). Ezért a neuropszichológiai vizsgálatok eredményinek vizsgálatával nyert adatok értelmezésekor célszerű figyelembe venni, hogy a kompenzáció milyen formában jellemezheti az egyes résztvevőket vagy alcsoportokat. Ennek a témának a vizsgálatáról szól a disszertáció második fejezete.
2
A szakirodalomból jól ismert, hogy a neuropszichológiai és a tünetbecslő kérdőívekből származó információk gyakran ellentmondanak egymásnak, s nem lehet közvetlen kapcsolatot kimutatni a kognitív profil és a tünetek konstellációja között (Jonsdottir, 2006). Számos vizsgálat szerint a tünetek súlyossága megfeleltethető a többi területen (iskolai és társas sikeresség, általános funkcionalitás) megfigyelhető érintettség mértékének (Lahey & Willcutt, 2010). A két információforrás kapcsolatát tovább bonyolítja, hogy míg a tüneti leírásoknál a kategoriális (ADHD diagnózissal rendelkezők és tipikusan fejlődők), addig a kognitív vizsgálatokban a dimenzionális (folytonos értékek a jellemzésre használt háttérváltozókon) megközelítés az elterjedtebb (Nigg, Willcutt, Doyle, & Sonuga-Barke, 2005; Sjöwall et al., 2012). A harmadik fejezet egy olyan kutatási projektről számol be, amely egy korábbi klinikai adatbázist (Mészáros G., Tárnok, Oláh, & Gádoros, 2008) értelmez újra dimenzionális perspektívából. A heterogenitás problémája legnagyobb mértékben az ADHD altípusait érinti (Nigg et al., 2010). A DSM altípus rendszerével szembeni alternatíva lehet a látens osztályelemzés (latent class analysis, továbbiakban LCA). Az LCA egy olyan klasszifikációs eljárás, amelynek segítségével a minta tagjait a tünetek hozzárendelési valószínűsége alapján lehet csoportokba sorolni (Hudziak et al., 1998). A szakirodalomból ismerhető LCA-vizsgálatok az ADHD tipológiájának részletesebb feltárása mellett megmutatták azt is, hogy a látens osztályok nagyobb genetikai hasonlóságot mutatnak egymással mint a DSM-IV alcsoportjai, kultúrközi vizsgálatokban megismételhetőek az eredmények, s érzékenyek a komorbiditási hatásokra is (Elia et al., 2009; Hudziak et al., 1998; Hudziak, Wadsworth, Heath, & Achenbach, 1999; Neuman et al., 1999; Rasmussen et al., 2004; Todd et al., 2001). Az ADHD látens osztályainak kognitív neuropszichológiai homogenitását azonban ismereteink szerint eddig nem vizsgálták. A dolgozat negyedik fejezete ennek a kérdésnek a megválaszolására tesz kísérletet.
A végrehajtó funkciók (VF) érintettsége ADHD-ban A neuropszichológia ADHD iránti érdeklődése Barkley (1997) azon munkájának köszönhetően nyert valódi lendületet, amelyben a szerző megfogalmazta a terület kutatásának legfontosabb kritériumait: -
A szindrómát magyarázó elméletnek együttesen kell választ adnia a viselkedéses tünetekre és a neuropszichológiai érintettségre.
-
Magyarázattal kell szolgálnia a figyelmetlen és a hiperaktív-impulzív jegyek együttes és különálló megjelenésére, azok lehetséges okaira.
3
-
A diagnózisra és annak az egész életútra vetített alakulására vonatkozóan prediktív erővel kell bírnia s lehetőséget teremtenie hipotézisalkotásra. Az ADHD-t el kell tudnia helyeznie az általános fejlődéspszichológiai elméletek keretében.
Barkley (1997) elképzelése szerint az ADHD tüneteit a válaszgátlás fejletlensége okozza, amely érinti a munkamemóriát, az affektív és motivációs szabályozást, az internalizált beszéd kialakulását, valamint a környezethez való rugalmas alkalmazkodást. Ez a gátlásból kiinduló eltérés vezet másodlagos szinten a motoros kontroll probléma, diszfluencia, illetve a nyelvhasználat, főként pragmatikai eltérés területein. Az elsődleges gátlási deficit hipotézist metaanalízisek azonban nem találták kielégítőnek az ADHD magyarázatára (Nigg & Casey, 2005; Sergeant, Geurts, & Oosterlaan, 2002; Willcutt, Doyle, Nigg, Faraone, & Pennington, 2005). Az alternatívaként megfogalmazott kétutas modell (Sonuga-Barke, 2002) a gátlási és a jutalomkésleltetési funkciók együttes sérülésében látja a tünetek forrását, amelyek az iskolai teljesítményhelyzetekben, valamint a családi és egyéb kulturális hatásokon keresztül járulnak hozzá az ADHD heterogenitásához. A kétutas modell predikcióit azonban kísérleti úton nem sikerült igazolni (Geurts, van der Oord, & Crone, 2006; Sjöwall et al., 2012). Bár a végrehajtó funkciók (VF) érintettsége kimutatható ADHD-ban, mindez nem alkalmas arra, hogy önmagában magyarázza a tünetek megjelenését, fejlődését, és azok típusait. Az elmúlt néhány évben a neuropszichológiai kutatások új irányt vettek, és multi-faktoriális modellekkel tesztelték az ADHD-nak a megismerő funkciókra kiterjedő jellegzetességeit. A többtényezős elképzelések egyik nagy csoportja az érzelmi információk feldolgozására és az érzelemszabályozásra helyezi a hangsúlyt, s ezzel nagyobb varianciát fed le a tünettanból, mint a klasszikus hideg (gátlás, váltás, munkamemória) végrehajtó funkciók (Sjöwall et al., 2012). A multi-faktoriális modellek másik csoportjának fókusza a komorbiditás, ezen belül a a leggyakrabban előforduló diszlexia, s ennek egyenes következményeként a nyelvi funkciók és a kommunikáció érintettsége. Mindezek tovább bővítik az ADHD-t magyarázó elméleteket (de Jong et al., 2009; McGrath et al., 2011; Willcutt et al., 2010). A végrehajtó funkciókra vonatkozó ellentmondó eredmények oka lehet az elméleti letisztultság hiánya is, hiszen a fogalom meghatározása évtizedek óta eredménytelenül húzódik (Hugdahl et al., 2009), miközben a kutatások igen eltérő VF-fogalmakra támaszkodnak. A disszertáció hipotéziseinek kialakításánál elméleti keretként a VF-nek azt a háromfaktoros modelljét alkalmaztam (Miyake et al., 2000), amely a gátlás, váltás, frissítés/monitorozás egymással korreláló, de független komponenseivel írja le a végrehajtó funkciókat. A multi-faktoriális modellek közül a nyelvi és kommunikációs eltérés magyarázó elméleteiből indultam ki, illetve
4
támaszkodtam a tesztfeladataik kiválasztásánál, kialakításánál (de Jong et al., 2009; McGrath et al., 2011; Willcutt et al., 2010).
Tézisek 1. A kompenzációs mechanizmusok hozzájárulnak az ADHD neuropszichológiai hátterének heterogenitásához. 2. A kutatás dimenzionális módszerei jobban illeszkednek a heterogén tünettanhoz mint a hagyományos kategoriális megközelítés. 3. A heterogenitás egyik lehetséges forrása a különböző környezetből érkező információk (család, iskola) eltérő kombinációinak lehetősége.
Fluencia stratégiák ADHD-ban: kompenzációs lehetőségek Az első tézis bizonyításához - kompenzáció befolyásolja az ADHD neuropszichológiai heterogenitását- olyan komplex mérőeljárásra volt szükség, amelyben tanulmányozhatóak a különböző megoldási stratégiák is. Ilyenek a fluencia tesztek, amelyek a végrehajtó funkciók és a divergens gondolkodás vizsgálatára szolgálnak. Ezekben a feladatokban a válaszprodukció maximalizálása és az ismétlések elkerülése együttes stratégiai megoldást igényel (Ross, Lindsay Foard, Berry Hiott, & Vincent, 2003; Vik & Ruff, 1988). A fluencia tesztek két fő típusa a nyelvi területet is tesztelő verbális, valamint a téri-vizuális nem verbális fluencia (Matute, Rosselli, Ardila, & Morales, 2004). A verbális fluencia feladat megoldása legalább két aktív folyamat együttesére támaszkodik: (1) a hosszútávon tárolt, gyakori szavak könnyű hozzáférése (’topikon’), (2) az első tárhely kimerülése vagy a felhasznált idő szempontjából túlságosan költséges keresés helyébe lépő kiterjedt keresési folyamat (Hurks et al., 2010). A kétféle feldolgozás szétválasztására hasznos módszernek kínálkozott a válaszok negyedperces felbontása. Ennek alapján az első 15 másodperc válaszai a ’topikon’ automatikus aktivációjának tekinthetők, a későbbi szógenerálás viszont a feladathoz szükséges VF erőfeszítés eredménye. Irodalom-keresési adataink szerint egyetlen korábbi kutatás vizsgálta a topikon és a szervezett keresés kapcsolatát ADHD-ban (Hurks et al., 2004). Itt azt találták, hogy a verbális fluenciában tapasztalt csoportközi eltérés az első negyed percben jelent meg, azaz nem a VF aktivitás, hanem a mentális lexikon automatikus aktivációja jelentette a problémát. Ezt a meglepő eredményt eddig egyetlen kutatócsoport sem erősítette meg.
5
A fluencia feladatok megoldásában szerepet játszó kognitív funkciók együttes működése a feladatok minőségi kiértékelésével követhető (Hurks, 2012; Tucha et al., 2005). Ezekben a feladatokban az alkalmazott stratégia a szavak szerinti csoportképzésre és a képzett csoportok közötti váltásra támaszkodik. A csoportképzés során egyfajta belső logikával szerveződő (fonémikus, szemantikus, morfológiai), s egymás után előhívott elemek klaszterei figyelhetőek meg, az ezek közötti váltás az adott csoport kimerüléséhez vezetve egy új alkategóriára történő gyors váltást követel meg a keresésben (Mészáros A., Kónya, & Kas, in press). A fluencia feladatoknak a verbálissal analóg, ám nyelvi aktivitást nem igénylő változata a nemverbális- vagy mintázat-fluencia (Korkman, Kirk, & Kemp, 1998), amelyben az új ábrák generálása adott időhatáron belül a végrehajtó funkciók több komponensére is épül. A kivitelezés folyamatos fenntartása a tervezésen és monitorozáson, az ismétlések elkerülése a munkamemória működésén, a perszeverációk megakadályozása pedig a hatékony gátláson alapszik (Tucha et al., 2005). A feladat megoldása sikeresebbé tehető a rajzolási módok közötti hatékony váltásokkal (előző ábrák kiegészítése, rotálása), amelyeket a nem verbális fluencia teljesítmény minőségi értékelésével lehet feltárni (Ross et al., 2003; Tucha et al., 2005). Bár van egy olyan, felnőttekkel végzett, ADHD-tanulmány, amely a verbális fluencia minőségi értékelésével foglakozott (Tucha et al., 2005), nem ismert olyan, a fluencia teljesítményt ADHD-ban mérő tanulmány, amely gyermekeket vizsgált volna. Saját vizsgálatunkban az ADHD-s gyermekek nyelvi stratégiahasználatát vizsgáltuk fluencia helyzetben. A vizsgálatban 22 (18 fiú, 3 lány) 8-12 éves, ADHD-val diagnosztizált, valamint 22 életkor, nem és iskolai osztály alapján illesztett tipikusan fejlődő gyermek vett részt. A klinikai csoport teljesítménye alacsonyabb volt a végrehajtó funkciókat mérő teszteken: Stroop interferencia (prepotens válaszgátlás) és verbális fluencia, összhangban a korábbi irodalmi eredményekkel (Sergeant et al., 2002; van Mourik, Oosterlaan, & Sergeant, 2005; Willcutt et al., 2005). Sikerült megerősíteni továbbá a munkamemória téri-vizuális perifériális részének érintettségét (Martinussen & Tannock, 2006), minthogy az ADHD csoport tagjai rosszabbul teljesítettek a 3DM-H Corsi-kockák tesztjén. Az irodalomban fellehető vitával kapcsolatban, miszerint a fluencia alulteljesítés ADHD-ban fonémikus vagy szemantikus altesztben jelentkezik, eredményeink a második elképzelést támogatják (Fischer, Barkley, Edelbrock, & Smallish, 1990; McGee, Williams, Moffitt, & Anderson, 1989; Reader, Harris, Schuerholz, & Denckla, 1994; Tucha et al., 2005). A verbális fluencia-stratégia kiértékelése alapján a szemantikus fluencia feladatban mért alulteljesítés ADHD esetében a nem optimális váltási stratégiából eredeztethető; a független elemek közötti váltások gyakoribbak mint a szóklaszterek kimerítése és az ezekből történő
6
átváltás egy másikra (pl. madarak, háziállatok, egzotikus állatok a szemantikus fluenciában). A teljesítménybeli eltérés a feladat-végrehajtás kezdetére lokalizálható; ekkor az ADHD diagnózisú gyermekek kevesebb szót produkálnak, eltérően a későbbi szakasztól, amelyben ez a csoportkülönbség már nem található meg. Sikerült tehát megerősíteni azt az eredményt, amely szerint ADHD-ban a fluencia probléma hátterében elsősorban a topikon elemeihez való gyors automatikus hozzáférés alacsony szintje áll, hiszen az erőforrás-igényes keresésben megjelenő teljesítmény nem tér el a tipikusan fejlődőknél tapasztalttól (Hurks et al., 2004). Összesítve megállapíthatjuk, hogy míg a klinikai csoport eltért a végrehajtó funkciókon belül a gátlási, valamint a frissítés/monitorozás faktorokon, a spontán flexibilitás nem érintett. A kompenzációs stratégiák azonosítására hierarchikus klaszterelemzést használtunk. A verbális fluencia teljesítmény és a váltási stratégiahasználat által alkotott négy neuropszichológiai klaszter nem csupán a feladat teljesítménydimenzióján vált el egymástól, a megoldási módok további típusokat alkottak. Két tipikus szerkezetű klaszterben a teljesítmény foka kapcsolódott alacsony illetve közepes stratégiahasználathoz. Egy alacsony elemszámú klaszterben pedig a kiemelkedő teljesítmény járt együtt magas stratégiahasználattal. A megfelelő váltási módok alkalmazása nem csupán a jól teljesítő csoport sajátja, átlag körüli teljesítést is el lehet érni velük. Ebben a második klaszterben 50%-os arányban fordultak elő tipikusan fejlődő és ADHD diagnózisú gyermekek, felvetve a kompenzáció lehetőségét. Ezt a magyarázatot erősítette a mintázatfluencia teljesítmény és a stratégiahasználat által alkotott klaszterstruktúra eredménye. Ebben végrehajtó funkciókra építő stratégiahasználat nem vált el élesen a feladat hagyományos mérőszámától. A verbális fluenciában azonban nem csupán a végrehajtó funkciókat, hanem a nyelvi tudásból fakadó megoldásokat is fel lehet használni. A verbális és nem verbális klaszterek különbsége arra enged következtetni, hogy a nyelvi környezetből fakadó kompenzációs lehetőségeknek szerepe lehet az ADHD heterogenitásában.
Kérdőívvel elkülöníthető altípusok és neuropszichológiai alcsoportok összevetése ADHD-ban Az atipikus fejlődés kognitív hátterének feltárásához ismernünk kell a mérőeszközök pontos kapcsolatát a megismerési funkciókkal, valamint rendelkezni kell egy ezeket rendező elméleti kerettel (Kóbor et al., 2010; Korkman et al., 1998). A legtöbb VF-elmélet azonban vagy felsorolásokra korlátozódik (tervezés, szervezés, gátlás, monitorozás, munkamemória, szelektív figyelem, váltás stb.), vagy túlzóan egy komponensre helyezi a hangsúlyt (Hugdahl et al., 2009). Kontrollt igénylő, komplex feladatvégzés során feltételezhető, hogy számos kognitív
7
terület és folyamat együttes használatára van szükség, s a VF mint pszichológiai konstruktum ezt a területet hivatott lefedni. Sajnos sokáig nem volt tisztázott, hogy a VF gyűjtőfogalom, így kérdés, hogy megelégedhetünk-e ezek felsorolásával (Hugdahl et al., 2009), vagy szükségünk van egy alkomponensekből álló összetett modellre (Miyake et al., 2000). Az egyik legtöbbet idézett VF vizsgálat (Miyake et al., 2000) megerősítő (konfirmatív) faktorelemzés (confirmative factor analysis, CFA) segítségével tárta fel a végrehajtó funkciók belső struktúráját. A szerzők elvárásaival megegyezően a korábban alkalmazott definíciók három leggyakoribb, egymással korreláló, de független faktornak minősülő elemét sikerült kimutatni. Ezek a gátlás, a váltás és a frissítés/monitorozás. Ezt a pszichometria alapokon nyugvó VF-modell szolgált az ADHD kognitív érintettségének feltérképezésére tervezett vizsgálataink kiindulópontjául. Az itt alkalmazott megközelítésnek két lehetséges buktatója van. Az egyik, hogy az olyan látens változókat alkalmazó eljárások mint amilyen a CFA, nagyobb elemszámú mintát igényelnek a neuropszichológiai vizsgálatokban általában elérhetőeknél (Collins & Lanza, 2010).A másik, hogy a hagyományos neuropszichológiai tesztbattériákban alkalmazott változók magas száma nehezíti az elemzést. Problémát jelent ugyanakkor, hogy a látensváltozó-eljárások helyett gyakrabban használt csoportösszehasonlítások nem érzékenyek a minta dimenzión belüli helyzetére, valamint annak variabilitására (Nigg et al., 2005). Tény az is , hogy a mintázatfeltáró eljárások közé tartozó összevonó (agglomeratív) hierarchikus klaszterelemzés a látensváltozóstatisztikákhoz képest kisebb elemszám mellett is képes kezelni a viselkedéses heterogenitás és homogenitás kérdéseit (Bergman, Magnusson, & El-Khouri, 2003; Formann, 1984; Morris, Blashfield, & Satz, 1981; von Eye & Bergman, 2003). Az elemzésben, megfelelően a Miyake-modellnek (2000), legalább öt, különböző kognitív tulajdonságokkal leírható klasztert feltételeztünk. Elvárásaink között szerepelt egy olyan, atipikus gátlással, váltással és munkamemóriával jellemezhető csoport, amelynek mind a figyelmetlen, mind a hiperaktív-impulzív tünetei gyakoriak. Feltételeztünk továbbá egy munkamemória problémacsoportot figyelmetlen viselkedéses tünetekkel, egy atipikus gátlási klasztert hiperaktív-impulzív viselkedéssel, valamint egy olyan váltási problémákat mutató alcsoportot amelyre az ADHD minkét dimenzióján magas értékek jellemzőek. Az utolsó csoport esetében feltételeztük, hogy a tipikus kognitív profilt alacsony viselkedéses tüneti értékelés kíséri. A vizsgálat során a Vadaskert Gyermekpszichiátriai Kórház és Szakambulancia adatbázisát (Mészáros G. et al., 2008) elemeztük. Az ADHD diagnózissal rendelkező, valamint a korban illesztett tipikusan fejlődő gyermekeket vizsgáltuk, összesen 85 főt (klinikai csoport: 38 fiú, 4
8
lány, M = 11.5 év, SD = 1.1; TF, 36 fiú, 7 lány, M = 11.2 év, SD = 1.7). Az elemzés során hat neuropszichológiai klasztert azonosítottunk (1. ábra); kettőt főként a TF, kettőt az ADHD csoport tagjai alkottak, a további két klaszter pedig szubklinikai, vegyes tagságú típusnak felelt meg. 3,50 Normál (n = 26) HC = 0.17
3,00
Közepes gátlás - enyhe váltás (n = 8) HC = 0.29 Mérsékelten súlyos váltás - közepes WM (n = 11) HC = 0.21 Súlyos WM (n = 15) HC = 0.21
2,50 2,00 1,50 1,00
Közepes WM (n = 12) HC = 0.16
0,50
Súlyos WM - súlyos váltás (n = 13) HC = 0.47
0,00 Gátlás
Váltás
Munkamemória
1. ábra: A hatklaszteres struktúra leíró értékei a három klasszifikáló változó kvázi-abszolút skáláin. HC: homogenitási együttható.
A miyakei faktorok (2000) hatékonynak bizonyultak a gyermekklinikai minta szegmentálására. A Stroop-teszt interferencia-mutatójával mért gátlás adta a legkisebb hozzájárulást a klaszterstruktúrához, ellentmondva ezzel az elsődleges gátlási érintettség hipotézisnek (Barkley, 1997). Az osztályok elkülönítését elsősorban az a periferiális munkamemória feladatban (WISC-III Számterjedelem) nyújtott teljesítmény határozta meg, amit a váltás (WCST perszeverációs hibák) modulált. Eredményeink szerint a klaszterek sorba rendezhetők a kognitív tünetsúlyosság alapján a tipikus teljesítménytől a súlyos kategóriáig, hasonlóan a látens osztályelemzésieredményekhez (Elia et al., 2009; Hudziak et al., 1999). Ezekhez hasonlóan a mi eredményeink között is megjelent, hogy a súlyos tünetek szinte kizárólag a klinikai csoportban fordultak elő, ugyanakkor az enyhe és a közepes problémák megfigyelhetőek voltak a TF tagjainál is. Nem sikerült igazolni a neuropszichológiai klaszterek és az ADHD tünetdimenziói közötti összefüggésekről alkotott hipotéziseket. A kognitív és a viselkedéses típusképző információk a tünetsúlyosság szempontjából konvergálnak, de a gátlás, váltás, munkamemória; valamint a figyelmetlenség és a hiperaktivitás nem alkotnak sajátos alcsoportokat.
9
Az SDQ (Képességek és Nehézségek Kérdőív) az alcsoportok azonosításában A fejlődéspszichiátriai ellátásnak az utóbbi évtizedben megfigyelhető expanziója magával hozta a hatékony és gyors szűrőeszközök iránti igényt s ezek fejlesztésének szükségességét (Hagquist, 2007). A gyermekkori viselkedéses problémák azonosítására kialakított kérdőívek között az egyik legnépszerűbb a Képességek és Nehézségek Kérdőív (Strengths and Difficulties Questionnaire, SDQ, R. Goodman, 1997). A disszertációban bemutatott kutatómunka során az SDQ-t három célra használtuk; (1) belső struktúra feltárása megerősítő (konfirmatív) faktorelemzéssel, (2) hiperaktivitás skála látens osztályainak
összevetése
korábbi
ADHD
LCA-eredményekkel,
(3)
rizikócsoportok
neuropszichológiai profiljának feltérképezése. Az SDQ korábbi vizsgálatai egy olyan, eredetileg ötfaktoros (Érzelmi problémák, Hiperaktivitás, Viselkedési problémák, Kortárs kapcsolati problémák és Proszociális viselkedés), és egy olyan alternatív, háromfaktoros (Externalizáció, Internalizáció, Proszociális viselkedés) struktúráról számoltak be, amelyeket utóbb egy kétszintű hierarchikus modellben kapcsoltak össze (A. Goodman, Lamping, & Ploubidis, 2010). Saját vizsgálatunk viszont egy negyedik típusú, bifaktoros szerkezetet állapított meg (Kóbor, Takács, & Urbán, in press). Ebben az eredeti öt faktortól függetlenül egy általános „g-faktorhoz” is kapcsolódnak a tételek, legnagyobb súllyal az eredetileg a Hiperaktivitás és a Viselkedési problémák skálákhoz tartozók szerepelnek. Ez a struktúra összhangba hozható a tünetek környezeti hatásának észlelhetőségével, valamint a gyakori komorbiditásokkal. Az SDQ látens osztályainak elemzését előttünk még nem végezték el, így LCA-vizsgálatunk egyediségét az SDQ alkalmazásán kívül a két megítélő (szülő és tanár) együttes figyelembe vétele jelentette. Az SDQ Hiperaktivitás tételei a dimenzionális eloszlásnak megfelelő módon jellemezték a vizsgált mintát. Eredményeink párhuzamba állíthatók azokkal a korábbi LCAközleményekkel, amelyek szerint bár a súlyos tünetértékelés ritka, közepes érintettség akár a tipikusan fejlődők jelentős részét is jellemezheti (Elia et al., 2009; Hudziak et al., 1999). Fontos figyelembe venni azt is, hogy a tanári osztályok részletesebb képet adtak a gyermekek viselkedéséről mint a szülői besorolások. Vizsgálatunk leginkább jelentős hozzájárulása a korábbi LCA-kutatásokhoz a kognitív neuropszichológiai értékelés volt. Korábban nem voltak ismereteink a látens osztályok végrehajtó funkciókkal és olvasással kapcsolatos profiljáról.
10
Mindkét szubklinikai típus (Kombinált és Figyelmetlen-impulzív) eltért a Tünetmentes csoport értékeitől. A Kombinált osztályt terület-általános (domain general) lemaradás jellemezte az intelligencia feladatokon, a Figyelmi-impulzív osztály pedig a fonológiai tudatosságban mutatott alacsonyabb teljesítményt. A Stroop-teszttel mért prepotens válaszgátlás nem kapcsolódott a látens osztálystruktúrához, így nem sikerült igazolni az elsődleges gátlási deficit elképzelést (Barkley, 1997). Az intelligencia és az olvasás szerepére vonatkozó adataink az ADHD szubklinikai csoportjaiban alkalmazható multifaktoriális magyarázatot erősítik (McGrath et al., 2011; Willcutt et al., 2010).
Összefoglalás
A vizsgálatok során sikerült igazolni, hogy a kompenzációs mechanizmusok hozzájárulnak az ADHD neuropszichológiai hátterének heterogenitásához.
A verbális és a mintázatfluencia feladatok minőségi elemzése feltárta, hogy azok az ADHD diagnózisú gyermekek, akik hozzáférnek a nyelvi stratégiák alkalmazásához (szóklaszterek képzése és hatékony váltás közöttük), hatékonyabban oldják meg a feladatot mint a nem stratégiahasználó, de a klinikai csoportba tartozó társaik.
A nem verbális fluencia esetében nem sikerült kompenzáló alcsoportot kimutatni, azaz Fassbender és Schweitzer (2006) elképzelésével ellentétben nem a téri-vizuális, hanem a nyelvi funkcióknak van szerepe a kompenzáció kialakulásában.A lehetséges kompenzációs viselkedések, valamint a kompenzáló alcsoportok feltárása közelebb vihet az atipikus fejlődés ütemének és természetének megfelelő terápiás és fejlesztő eljárások kidolgozásához.
A klinikai adatbázis újraelemzése során sikerült bizonyítani, hogy a dimenzionális eljárások jobban illeszkednek az ADHD-t jellemző heterogén tünettanhoz mint a hagyományos kategoriális módszerek.
A csoport- összehasonlító elemzésekkel kimutatott, a gátlási deficit elképzelést (Barkley, 1997) igazoló általános VF-sérüléstől (Mészáros G.et al., 2008) eltérően az általunk alkalmazott mintázatfeltáró elemzés e kimutatta, hogy a gátlásnak kevés szerepe van az ADHD neuropszichológiai klaszterstruktúrájában.
Sikerült kimutatnunk azt, hogy az ADHD tünetstruktúrájában a munkamemóriának meghatározó szerepe van, a váltás pedig módosító hatású. Vizsgálatunk egyúttal
11
igazolta a miyakei (2000) VF-modell gyermekklinikai populációra történő alkalmazhatóságát.
Megerősítést nyert az a hipotézisünk, hogy a heterogenitás egyik forrása a különböző környezetből érkező információk (család, iskola) eltérő kombinációs lehetőségeiből következik. A tanári látens osztálystruktúra részletessége meghaladta a szülőit, hasonlóan a korábbi kutatásokhoz (Althoff et al., 2006).
Az adatbázis újraelemzése és a látens osztálystruktúrával kapcsolatos eredmények is felhívják a figyelmet az ADHD dimenziójának szubklinikai tartományára. Mind az alacsony elemszámú klinikai hierarchikus klaszterelemzés, mind pedig a nagy mintás populációs LCA a tünetek és a kognitív atipikusság folyamatos eloszlását támogatták a kategoriális szemlélettel szemben. A neuropszichológiai elemzések az ADHD diagnózisú és a szubklinikai gyermekek esetében is a multifaktoriális modellt igazolták (de Jong et al., 2009; McGrath et al., 2011; Willcutt et al., 2010). Eredményeink alapján a gyermekellátásban dolgozó szakembereknek szélesebb neuropszichológiai eszköztárat kell alkalmazniuk a hatékony fejlesztéshez szükséges kognitív profil feltárására. Az ADHD esetében a nyelvi, kommunikációs és olvasási funkciók megismerése legalább olyan fontos mint a végrehajtó funkciók vizsgálata. Az ismertetett kutatások illeszkednek a DSM kritikai szemléletéhez (Hauser & Johnston, 2013; Nigg et al., 2010). A DSM-5 továbbra sem oldja fel az eltérő megítélők szerepét a diagnózis kialakításában, és a tüneti szintű leíró ismeretek nem egyeztethetők össze az ADHD-ról eddig feltárt kognitív információkkal. A jövőben több neurokognitív eredményre és célzott dimenzionális vizsgálatra lesz szükség, hogy a DSM-6 egy valóban megbízható kategóriarendszert nyújthasson (Insel, 2013, April 29.).
12
A disszertációt megalapozó publikációk Kóbor, A., Takács, Á., & Urbán, R. (in press). The Bifactor Model of the Strengths and Difficulties Questionnaire. European Journal of Psychological Assessment. Takács, Á., Kóbor, A., Tárnok, Zs., & Csépe, V. (in press). Verbal fluency in children with ADHD: Strategy using and temporal properties. Child Neuropsychology. Kóbor, A., Takács, Á., Urbán, R., Csépe, V. (2012) The latent classes of subclinical ADHD symptoms: Convergences of multiple informant reports. Research in Developmental Disabilities, 33(5), 1677-1689. Kóbor, A., Takács, Á., Csépe, V. (2012) Towards a dimensional approach: screening and diagnosing subclinical groups. ADHD in practice, 4 (1), 7-9. Kóbor A., Takács Á., Csépe V. (2010) A végrehajtó funkciók neuro-pszichometriai perspektívából. Pszichológia, 30 (3) 233-252. Takács Á., Kóbor A., Csépe V. (2010) Zavarok a diagnózisban? A figyelmi atipikusság „intuitív diagnosztikája” és neuropszichológiai profilja. Pszichológia, 30 (3) 253-271.
13
Hivatkozások Althoff, R. R., Copeland, W. E., Stanger, C., Derks, E. M., Todd, R. D., Neuman, R. J., . . . Hudziak, J. J. (2006). The latent class structure of ADHD is stable across informants. Twin Res Hum Genet, 9(4), 507-522. doi: 10.1375/183242706778025008 Association, A. P. (2000). Diagnostic and statistical manual of mental disorders, fourth edition, text revision (DSM-IV-TR). Arlington, VA: American Psychiatric Association. Association, A. P. (2013). Diagnostic and statistical manual of mental disorders, fifth edition (DSM-5): American Psychiatric Publishing. Barkley, R. A. (1997). Behavioral inhibition, sustained attention, and executive functions: constructing a unifying theory of ADHD. Psychological bulletin, 121(1), 65-94. Bergman, L. R., Magnusson, D., & El-Khouri, B. M. (2003). Studying individual development in an interindividual context: A person-oriented approach. Mahwah, NJ US: Lawrence Erlbaum Associates Publishers. Carr, L., Henderson, J., & Nigg, J. T. (2010). Cognitive Control and Attentional Selection in Adolescents with ADHD Versus ADD. Journal of Clinical Child & Adolescent Psychology, 39(6), 726-740. doi: 10.1080/15374416.2010.517168 Collins, L. M., & Lanza, S. T. (2010). Latent class and latent transition analysis. Hoboken, NJ: Wiley. de Jong, C. G. W., van De Voorde, S., Roeyers, H., Raymaekers, R., Oosterlaan, J., & Sergeant, J. A. (2009). How distinctive are ADHD and RD? Results of a double dissociation study. Journal of Abnormal Child Psychology, 37(7), 1007-1017. doi: 10.1007/s10802-009-9328-y Elia, J., Arcos-Burgos, M., Bolton, K. L., Ambrosini, P. J., Berrettini, W., & Muenke, M. (2009). ADHD latent class clusters: DSM-IV subtypes and comorbidity. Psychiatry Res, 170(2-3), 192-198. doi: S0165-1781(08)00356-910.1016/j.psychres.2008.10.008 Fassbender, C., & Schweitzer, J. B. (2006). Is there evidence for neural compensation in attention deficit hyperactivity disorder? A review of the functional neuroimaging literature. Clinical Psychology Review, 26(4), 445-465. doi: 10.1016/j.cpr.2006.01.003 Fischer, M., Barkley, R. A., Edelbrock, C. S., & Smallish, L. (1990). The adolescent outcome of hyperactive children diagnosed by research criteria: II. Academic, attentional, and neuropsychological status. Journal of Consulting and Clinical Psychology, 58(5), 580588. Formann, A. K. (1984). Die Latent-Class-Analyse: Einführung in die Theorie und Anwendung. Weinheim: Beltz. Geurts, H. M., van der Oord, S., & Crone, E. A. (2006). Hot and cool aspects of cognitive control in children with ADHD: decision-making and inhibition. Journal of Abnormal Child Psychology, 34(6), 813-824. doi: 10.1007/s10802-006-9059-2 Goodman, A., Lamping, D. L., & Ploubidis, G. B. (2010). When to use broader internalising and externalising subscales instead of the hypothesised five subscales on the Strengths and Difficulties Questionnaire (SDQ): data from British parents, teachers and children. J Abnorm Child Psychol, 38(8), 1179-1191. doi: 10.1007/s10802-010-9434-x Goodman, R. (1997). The Strengths and Difficulties Questionnaire: a research note. J Child Psychol Psychiatry, 38(5), 581-586. Hagquist, C. (2007). The psychometric properties of the self-reported SDQ - An analysis of Swedish data based on the Rasch model. Personality and Individual Differences, 43(5), 1289-1301. doi: 10.1016/j.paid.2007.03.022 Hauser, S. L., & Johnston, S. C. (2013). DSM‐V: Psychodrama on the public stage. Annals of Neurology, 73(1), A5-A6.
14
Hudziak, J. J., Heath, A. C., Madden, P. F., Reich, W., Bucholz, K. K., Slutske, W., . . . Todd, R. D. (1998). Latent class and factor analysis of DSM-IV ADHD: a twin study of female adolescents. J Am Acad Child Adolesc Psychiatry, 37(8), 848-857. doi: S08908567(09)66601-6 10.1097/00004583-199808000-00015 Hudziak, J. J., Wadsworth, M. E., Heath, A. C., & Achenbach, T. M. (1999). Latent class analysis of Child Behavior Checklist attention problems. J Am Acad Child Adolesc Psychiatry, 38(8), 985-991. doi: S0890-8567(09)62980-4 10.1097/00004583199908000-00014 Hugdahl, K., Westerhausen, R., Alho, K., Medvedev, S., Laine, M., & HÄMÄLÄInen, H. (2009). Attention and cognitive control: Unfolding the dichotic listening story. Scandinavian Journal of Psychology, 50(1), 11-22. doi: 10.1111/j.14679450.2008.00676.x Hurks, P. P. (2012). Does Instruction in Semantic Clustering and Switching Enhance Verbal Fluency in Children? The Clinical Neuropsychologist, 26(6), 1019-1037. Hurks, P. P., Hendriksen, J. G. M., Vles, J. S. H., Kalff, A. C., Feron, F. J. M., Kroes, M., . . . Jolles, J. (2004). Verbal fluency over time as a measure of automatic and controlled processing in children with ADHD. Brain and Cognition, 55(3), 535-544. doi: 10.1016/j.bandc.2004.03.003 Hurks, P. P., Schrans, D., Meijs, C., Wassenberg, R., Feron, F. J., & Jolles, J. (2010). Developmental changes in semantic verbal fluency: analyses of word productivity as a function of time, clustering, and switching. Child Neuropsychology, 16(4), 366-387. doi: 10.1080/09297041003671184 Insel, T. (2013, April 29.). Transforming Diagnosis (Vol. Retrieved from: http://www.nimh.nih.gov/about/director/2013/transforming-diagnosis.shtml). Jonsdottir, S. (2006). ADHD and its relationship to comorbidity and gender. (Doctoral dissertation), Rijksuniversiteit Groningen, Groningen, The Netherlands. Retrieved from http://dissertations.ub.rug.nl/FILES/faculties/medicine/2006/s.jonsdottir/11_thesis.pdf Kóbor, A., Takács, Á., & Urbán, R. (in press). The Bifactor Model of the Strengths and Difficulties Questionnaire. European Journal of Psychological Assessment. Korkman, M., Kirk, U., & Kemp, S. (1998). NEPSY: A Developmental Neuropsychological Assessment Manual. San Antonio, TX US: The Psychological Corporation. Lahey, B. B., & Willcutt, E. G. (2010). Predictive Validity of a Continuous Alternative to Nominal Subtypes of Attention-Deficit/Hyperactivity Disorder for DSM–V. Journal of Clinical Child & Adolescent Psychology, 39(6), 761-775. doi: 10.1080/15374416.2010.517173 Martinussen, R., & Tannock, R. (2006). Working memory impairments in children with attention-deficit hyperactivity disorder with and without comorbid language learning disorders. Journal of Clinical and Experimental Neuropsychology, 28(7), 1073-1094. doi: 10.1080/13803390500205700 Matute, E., Rosselli, M., Ardila, A., & Morales, G. (2004). Verbal and nonverbal fluency in Spanish-speaking children. Developmental Neuropsychology, 26(2), 647-660. doi: 10.1207/s15326942dn2602_7 McGee, R., Williams, S., Moffitt, T., & Anderson, J. (1989). A comparison of 13-year-old boys with attention deficit and/or reading disorder on neuropsychological measures. Journal of Abnormal Child Psychology, 17(1), 37-53. McGrath, L. M., Pennington, B. F., Shanahan, M. A., Santerre-Lemmon, L. E., Barnard, H. D., Willcutt, E. G., . . . Olson, R. K. (2011). A multiple deficit model of reading disability and attention-deficit/hyperactivity disorder: searching for shared cognitive
15
deficits. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 52(5), 547-557. doi: 10.1111/j.1469-7610.2010.02346.x Mészáros, A., Kónya, A., & Kas, B. (in press). A verbális fluenciatesztek felvételének és értékelésének módszertana. Alkalmazott Pszichológia (Applied Psychology in Hungary). Mészáros, G., Tárnok, Z., Oláh, S., & Gádoros, J. (2008). Gyermekkori pszichiátriai kórképek frontostriatális érintettségének neuropszichológiai vizsgálata. Magyar Pszichológiai Szemle, 63(1), 117-141. Miyake, A., Friedman, N. P., Emerson, M. J., Witzki, A. H., Howerter, A., & Wager, T. D. (2000). The unity and diversity of executive functions and their contributions to complex "Frontal Lobe" tasks: a latent variable analysis. Cognitive Psychology, 41(1), 49-100. doi: 10.1006/cogp.1999.0734 Morris, R., Blashfield, R. K., & Satz, P. (1981). Neuropsychology and cluster analysis: Potentials and problems. Journal of Clinical Neuropsychology, 3(1), 79-99. doi: 10.1080/01688638108403115 Neuman, R. J., Todd, R. D., Heath, A. C., Reich, W., Hudziak, J. J., Bucholz, K. K., . . . Reich, T. (1999). Evaluation of ADHD typology in three contrasting samples: a latent class approach. J Am Acad Child Adolesc Psychiatry, 38(1), 25-33. doi: S08908567(09)62862-8 10.1097/00004583-199901000-00016 Nigg, J. T., & Casey, B. J. (2005). An integrative theory of attention-deficit/ hyperactivity disorder based on the cognitive and affective neurosciences. Development and Psychopathology, 17(3), 785-806. doi: 10.1017/S0954579405050376 Nigg, J. T., Tannock, R., & Rohde, L. A. (2010). What Is to Be the Fate of ADHD Subtypes? An Introduction to the Special Section on Research on the ADHD Subtypes and Implications for the DSM–V. Journal of Clinical Child & Adolescent Psychology, 39(6), 723-725. doi: 10.1080/15374416.2010.517171 Nigg, J. T., Willcutt, E. G., Doyle, A. E., & Sonuga-Barke, E. J. S. (2005). Causal Heterogeneity in Attention-Deficit/Hyperactivity Disorder: Do We Need Neuropsychologically Impaired Subtypes? Biological Psychiatry, 57(11), 1224-1230. Rasmussen, E. R., Neuman, R. J., Heath, A. C., Levy, F., Hay, D. A., & Todd, R. D. (2004). Familial clustering of latent class and DSM-IV defined attention-deficit/hyperactivity disorder (ADHD) subtypes. J Child Psychol Psychiatry, 45(3), 589-598. Reader, M. J., Harris, E. L., Schuerholz, L. J., & Denckla, M. B. (1994). Attention deficit hyperactivity disorder and executive dysfunction. Developmental Neuropsychology, 10(4), 493-512. doi: 10.1080/87565649409540598 Ross, T. P., Lindsay Foard, E., Berry Hiott, F., & Vincent, A. (2003). The reliability of production strategy scores for the Ruff Figural Fluency Test. Archives of Clinical Neuropsychology 18(8), 879-891. Sergeant, J. A., Geurts, H., & Oosterlaan, J. (2002). How specific is a deficit of executive functioning for attention-deficit/hyperactivity disorder? Behavioural Brain Research, 130(1-2), 3-28. Sjöwall, D., Roth, L., Lindqvist, S., & Thorell, L. B. (2012). Multiple deficits in ADHD: executive dysfunction, delay aversion, reaction time variability, and emotional deficits. Journal of Child Psychology and Psychiatry, no-no. doi: 10.1111/jcpp.12006 Sonuga-Barke, E. J. (2002). Psychological heterogeneity in AD/HD--a dual pathway model of behaviour and cognition. Behavioural Brain Research, 130(1-2), 29-36. Stefanatos, G., & Baron, I. (2007). Attention-Deficit/Hyperactivity Disorder: A Neuropsychological Perspective Towards DSM-V. Neuropsychology Review, 17(1), 538. doi: 10.1007/s11065-007-9020-3
16
Todd, R. D., Rasmussen, E. R., Neuman, R. J., Reich, W., Hudziak, J. J., Bucholz, K. K., . . . Heath, A. (2001). Familiality and heritability of subtypes of attention deficit hyperactivity disorder in a population sample of adolescent female twins. Am J Psychiatry, 158(11), 1891-1898. Tucha, O., Mecklinger, L., Laufkotter, R., Kaunzinger, I., Paul, G. M., Klein, H. E., & Lange, K. W. (2005). Clustering and switching on verbal and figural fluency functions in adults with attention deficit hyperactivity disorder. Cognitive Neuropsychiatry, 10(3), 231-248. doi: 10.1080/13546800444000047 van Mourik, R., Oosterlaan, J., & Sergeant, J. A. (2005). The Stroop revisited: a meta-analysis of interference control in AD/HD. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 46(2), 150-165. doi: 10.1111/j.1469-7610.2004.00345.x Vik, P., & Ruff, R. (1988). Children's figural fluency performance: Development of strategy use. Developmental Neuropsychology, 4(1), 63-74. doi: 10.1080/87565648809540391 von Eye, A., & Bergman, L. R. (2003). Research strategies in developmental psychopathology: Dimensional identity and the person-oriented approach. Development and Psychopathology, 15(3), 553-580. doi: 10.1017/s0954579403000294 Willcutt, E. G., Betjemann, R. S., McGrath, L. M., Chhabildas, N. A., Olson, R. K., DeFries, J. C., & Pennington, B. F. (2010). Etiology and neuropsychology of comorbidity between RD and ADHD: The case for multiple-deficit models. Cortex, 46(10), 13451361. Willcutt, E. G., Doyle, A. E., Nigg, J. T., Faraone, S. V., & Pennington, B. F. (2005). Validity of the executive function theory of attention-deficit/hyperactivity disorder: a metaanalytic review. Biological Psychiatry, 57(11), 1336-1346. doi: 10.1016/j.biopsych.2005.02.006
17
