Juni 2012
Interventies voor de motorische problematiek bij kinderen met het Foetaal Alcohol Syndroom Systematic Review LA Cohen, MS Helberg, NA Seriese, Drs. F van Hartingsveld, SLB van de Pol. Hogeschool van Amsterdam, Tafelbergweg 51, 1105 BD Amsterdam, Nederland.
Abstract Achtergrond: Het Foetaal Alcohol Syndroom (FAS) is een aandoening waarbij kinderen prenataal worden blootgesteld aan alcohol. Hierbij worden in de ontwikkelingsgebieden van motoriek, cognitie (executief functioneren) en sociaal gedrag de meeste problemen ervaren. Eerder onderzoek naar het motorisch functioneren bij kinderen met FAS of prenatale alcohol blootstelling suggereerde dat functionele gebreken in verband kunnen worden gebracht met de schade aan de kleine hersenen en basale ganglia. De bevindingen hebben vooral betrekking op de motorische ontwikkelingsgebieden van fijne motoriek, grove motoriek, balans en lopen. In dit artikel zal een literatuur onderzoek worden beschreven waarbij we de volgende hypothese hebben opgesteld: ‘’De benaderingswijze voor kinderen met FAS met motorische problemen in de leeftijdscategorie 0 tot en met 12 jaar is anders dan de benaderingswijze voor kinderen zonder FAS met motorische problemen.’’ Methode: Dit artikel bestaat uit verschillende deelvragen oftewel fasen; te weten de oriëntatie fase, motorische fase, interventie fase 1 voor kinderen met FAS of prenatale blootstelling aan alcohol met motorische problemen en interventie fase 2 voor kinderen zonder FAS of prenatale blootstelling aan alcohol met motorische problemen. Tijdens het literatuur onderzoek hebben we gebruik gemaakt van bepaalde databases waar we per fase verschillende zoekstrengen hebben ingevoerd. Deze zoekstrengen bieden garantie tot een reproduceerbaar literatuur onderzoek. Resultaten: De meest voorkomende motorische problemen bij kinderen met FAS zijn: verminderde spierkracht, problemen in de fijne motoriek en grove motoriek. In onderzoek naar de interventies gericht op motorische problemen bij ratten die blootgesteld zijn aan alcohol komt naar voren dat deze ratten beschikken over plasticiteit in de hersenen en dus trainbaar zijn. Bij kinderen zonder FAS of prenatale blootstelling aan alcohol met motorische problemen zijn de interventies sensorische integratieve (SI) therapie, neurodevelopmental treatment (NDT), perceptuele-motorische (PM) en neuromotor task training (NTT) het meest effectief. Conclusie: Er is geen duidelijk onderzoek gedaan naar welke interventies het meest effectief zijn voor de motorische problemen bij kinderen met FAS of prenatale blootstelling aan alcohol. Wij adviseren een vervolgonderzoek waar de bovenstaande interventies worden uitgevoerd voor kinderen met FAS of prenatale blootstelling aan alcohol. Dit zou een positief effect kunnen hebben op de motorische problemen van kinderen met FAS of prenatale blootstelling aan alcohol. Sleutel woorden: FAS, Fetal alcohol syndrome, Foetal alcohol syndrome, Prenatal alcohol syndrome, Neonatal alcohol syndrome, Motor skill, Motor defect, Motor problem, Motor development, Motor dysfunction, Gross motor skill, Fine motor skill, Coordination, Intervention, Therapy, Physiotherapy, Physical therapy, Children.
Introductie Het Foetaal Alcohol Syndroom (FAS) is een aandoening waarbij kinderen prenataal worden blootgesteld aan alcohol wat kan leiden tot veel problemen op verschillende ontwikkelingsgebieden. In de ontwikkelingsgebieden van motoriek, cognitie (executief functioneren) en sociaal gedrag worden de meeste problemen ervaren. Het is al heel lang bekend dat alcohol aangeboren afwijkingen kan veroorzaken, echter kwam pas in 1973 de focus op FAS nadat het door KL Jones en collega's uit Seattle opnieuw werd beschreven, hun publicatie heeft geleid tot een stortvloed van meldingen van kinderen met FAS. Alcohol wordt nu erkend als de toonaangevende teratogeen waaraan de foetus waarschijnlijk zal worden blootgesteld. In feite, volgens onderzoek gepubliceerd in Pediatrics, is alcohol gebruik onder de vrouwen in de vruchtbare leeftijd (18-44 jaar) een toonaangevende, vermijdbare oorzaak van aangeboren afwijkingen en ontwikkelingsstoornissen in de Verenigde Staten. (1,2,3,4) De kenmerken van FAS zijn variabel. Ze kunnen al dan niet aanwezig zijn bij een bepaald kind. De meest voorkomende en consistente kenmerken van FAS hebben betrekking op de groei, de prestaties, intelligentie, hoofd/gezicht, het skelet en het hart van het kind. De groei en het geboortegewicht is verminderd. De prestaties worden aangetast, een kind met FAS is prikkelbaar, een ouder kind met FAS is hyperactief. Fijne motoriek wordt aangetast met een zwakke greep, slechte oog-hand coördinatie en tremoren. Ook de intelligentie is verminderd. Het gemiddelde IQ is ± 60. Dit niveau wordt beschouwd als een lichte mentale retardatie en kwalificeert een kind in de VS als opvoedbaar verstandelijk gehandicapt. Blootstelling aan alcohol tijdens de zwangerschap resulteert in een verhoogde kans op ontwikkelingsachterstanden. Echter wanneer de alcoholinname tijdens het tweede trimester wordt verminderd, kan dit resulteren in geringere afwijkingen in de motorische ontwikkeling. Bij de mens treedt de grootste hersengroeispurt op bij het derde trimester van de zwangerschap. De hersenen groeien daarna nog ongeveer 2 jaar door na de geboorte. (5) De motorische problemen worden niet als primair probleem gezien bij kinderen met FAS. Onderzoekers zijn wel van mening dat motorische problemen ten grondslag liggen aan de andere problemen van kinderen met FAS.
Motorische vertragingen en problemen hebben invloed op de totale ontwikkeling, neuro vaardigheden en de behandeling van kinderen met FAS. (4) Incidentie/prevalentie In Kroatië is de geschatte prevalentie van FAS 6,44 per 1000. In de Lazio regio Italië was de prevalentie van FAS in 2006 tussen de 3,7 tot 7,4 per 1000 kinderen. Dit betekent dat tussen 2,3%-4,1% van de kinderen in deze regio worden beïnvloed door prenatale alcohol blootstelling. De hoogste prevalentie van FAS is gemeld in Zuid-Afrika, waar alarmerende percentages tussen 68,0-89,2 per 1000 kinderen zijn. In 2009 is de epidemiologie geëvalueerd bij een sociaal-economische populatie in de VS. De prevalentie van FAS was 2-7 per 1000. Aangenomen wordt dat de prevalentie in de Westerse maatschappij voor volledig FAS ongeveer 1- 3 per 1000 kinderen is. (6,7) Er zijn in Europa prospectieve onderzoeken naar FAS verricht in het Verenigd Koninkrijk, Frankrijk, Zweden en Zwitserland. Op grond hiervan kan de incidentie binnen Europa geschat worden op 1:1330 levend-geborenen. Dit zou betekenen dat FAS na het Down-syndroom (1:700) en het fragieleX-syndroom (1:1250 jongens) de meest frequente bekende oorzaak van verstandelijke handicap is. (8) Motorische problematiek Eerder onderzoek naar het motorisch functioneren bij kinderen met FAS of prenatale blootstelling aan alcohol suggereerde dat functionele gebreken in verband kunnen worden gebracht met de schade aan de kleine hersenen of de basale ganglia. Deze bevindingen hebben vooral betrekking op de motorische ontwikkelingsproblemen in de fijne motoriek, de grove motoriek, balans en lopen. (9,10) Uit onderzoek is gebleken dat bijna alle jonge kinderen met FAS vertragingen in de fijn motorische ontwikkeling toonden. Ook bleek dat 43% van de kinderen met FAS een gemiddelde grove motoriek vertoonde, terwijl slechts 7% van de kinderen een gemiddelde fijne motoriek vertoonde. Dit verschil is belangrijk te erkennen met betrekking tot interventieprogramma’s. Uit een studie is gebleken dat er fouten en vertragingen zijn ontdekt op de fijn motorische taken bij kinderen die zijn blootgesteld aan gematigde hoeveelheden alcohol. (4) Uit experimenteel onderzoek bij zowel mensen als dieren is gebleken dat er een breed scala aan evenwicht en motorische coördinatie
tekortkomingen ontstaat als gevolg van prenatale blootstelling aan alcohol. Kinderen die blootgesteld zijn aan alcohol tijdens de zwangerschap zijn meer afhankelijk van de somatosensorische input. Wanneer deze input atypisch is, vertonen deze kinderen een anterior-posterior sway van het lichaam die ze niet kunnen compenseren met behulp van de beschikbare visuele en vestibulaire informatie. Kinderen die prenataal blootgesteld zijn aan alcohol hebben meer moeite bij het handhaven van posturale balans. Uit onderzoek is gebleken dat vroegtijdige opsporing leidt tot . betere resultaten. (2,4) Beloop Het beloop van FAS is afhankelijk van de ernst van de aangeboren afwijkingen en de schade aan de hersenen die bij de geboorte aanwezig zijn. FAS wordt geassocieerd met aanhoudende fysieke en neurologische afwijkingen. Het beloop van kinderen met FAS is veelomvattend. Sommige gegevens suggereren dat het hebben van een bevestigde diagnose zoals FAS het beloop verbetert. Het hebben van een diagnose verbetert de toegang tot diensten. Andere studies van FAS suggereren dat een vroege diagnose het beloop verbetert, omdat dit de uitvoering van vroege interventieprogramma’s mogelijk maakt op een jongere leeftijd. (11,12) Probleemstelling en doelstelling Tijdens de minor kinderen zijn we in aanraking gekomen met het onderwerp FAS. We zijn tot de conclusie gekomen dat veel kinderfysiotherapeuten nauwelijks kennis hebben over dit onderwerp. Uit onderzoek is gebleken dat er weinig informatie beschikbaar is over de motorische problematiek en de interventies hiervan voor kinderen met FAS. Deze probleemstelling leidt tot de doelstelling: Systematisch informatie vergaren over kinderen met FAS in de leeftijdscategorie van 0 tot en met 12 jaar met betrekking tot de symptomatologie vooral gericht op de motorische problematiek, diagnostiek en interventie. Hypothese Naar aanleiding van onze probleemstelling en doelstelling hebben we de volgende hypothese opgesteld: De benaderingswijze voor kinderen met FAS met motorische problemen in de leeftijdscategorie 0 tot en met 12 jaar is anders dan de benaderingswijze voor kinderen zonder FAS met motorische problemen. Dit veronderstellen we aangezien er sprake is van structurele schade in de hersenen. Met als gevolg problemen in de motoriek, cognitie en sociaal gedrag.
Methode Dit artikel bestaat uit verschillende deelvragen oftewel fasen; te weten de oriëntatie fase, motorische fase, interventie fase 1 en interventie fase 2. In de oriëntatie fase wordt zoveel mogelijk informatie verschaft over het FAS. Dit om een duidelijk beeld te vormen van wat de aandoening precies inhoudt en wat de typerende kenmerken voor het syndroom zijn. Voor deze oriëntatie fase hebben we gebruik gemaakt van verschillende bronnen bestaande uit websites, boeken en artikelen. Vandaar dat in de tabel hieronder bij ‘’oriëntatie fase’’ streepjes staan. Dit om aan te geven dat we hier geen gebruik hebben gemaakt van een bepaalde zoekstreng, screening of beoordeling, maar puur hebben gekeken wat relevante informatie voor dit artikel is. De motorische fase bestaat uit de motorische problemen die kinderen met FAS of prenatale blootstelling aan alcohol ondervinden. Het verschil tussen de interventie fasen is: Interventie fase 1 is gericht op interventies voor motorische problemen bij kinderen met FAS of prenatale blootstelling aan alcohol. Interventie fase 2 is gericht op interventies voor motorische problemen bij kinderen zonder FAS of prenatale blootstelling aan alcohol. Dit vanwege het feit dat we de interventie fasen kunnen vergelijken en dan in kaart kunnen brengen wat alcohol precies doet bij interventie gericht op motorische problemen. We hebben voor ons onderzoek in- en exclusie criteria opgesteld. De inclusie criteria zijn: Kinderen gediagnosticeerd met FAS, kinderen met een prenatale blootstelling aan alcohol, kinderen van 0 tot en met 12 jaar en artikelen gepubliceerd van het jaar 2000 tot en met 2012. Het exclusie criteria is: Kinderen boven de 12 jaar, artikelen gericht op cognitieve en sociale problemen en interventies. Voor dit artikel is gebruik gemaakt van verschillende databases om literatuur te vinden. De databases waar we bruikbare informatie vandaan hebben gehaald zijn: Pubmed, Cochrane, CINAHL, Picarta en Eric. In elke database hebben we per fase één of meerdere zoekstrengen gebruikt. Dit biedt garantie tot een reproduceerbaar literatuur onderzoek. Zie tabel 2. Nadat we de zoekstreng hebben ingevoerd in de database, komen we per fase op een aantal artikelen uit. Deze hebben we vervolgens gescreend op datum, aantal schrijvers en op de in- en exclusie criteria. Uit deze screening komt dan een aantal artikelen naar voren die we beoordelen met het ‘’ Cochrane beoordelingsformulier’’. Hier wordt het artikel beoordeeld op validiteit, toepasbaarheid in de praktijk en toepasbaarheid in de Nederlandse gezondheidszorg. Zie tabel 1.
Het aantal artikelen dat na de screening en beoordeling per fase is gebruikt voor literatuuronderzoek. Oriëntatie fase Motorische fase Interventie fase 1 Interventie fase 2 Na invoering zoekstreng 12 18 6 Na screening 9 6 4 Na beoordeling Cochrane 8 6 4 beoordelingsformulier Bruikbaar voor 9 5 3 literatuuronderzoek
Zoekstrengen per fase: Oriëntatie fase: Termen die we in de databases hebben ingevoerd om zo veel mogelijk informatie over FAS te verschaffen. Legenda: OR
AND
Tabel 2a: FAS Fetal alcohol syndrome* Prenatal alcohol exposure Foetal alcohol syndrome* Neonatal alcohol exposure
Motorische fase: Tabel 2b.1: FAS Fetal alcohol syndrome* Prenatal alcohol exposure Foetal alcohol syndrome* Tabel 2b.2: FAS Fetal alcohol syndrome* Prenatal alcohol exposure Foetal alcohol syndrome* Neonatal alcohol exposure
Tabel 2b.3 FAS Fetal alcohol syndrome* Prenatal alcohol exposure Foetal alcohol syndrome* Neonatal alcohol exposure
Motor skill* Motor defect* Motor development Motor problem*
Motor skill* Motor defect* Motor development Motor problem* Fine motor skill* Gross motor skill*
Motor skill* Motor defect* Motor development Motor problem* Fine motor skill* Gross motor skill* Motor dysfunction*
Fine motor skill*
Gross motor skill*
Interventie fase 1: Tabel 2c: FAS Fetal alcohol syndrome* Prenatal alcohol exposure Foetal alcohol syndrome*
Motor skill* Motor defect* Motor development Motor problem*
Intervention Therapy Physiotherapy Physical therapy
Motor problem* Motor defect* Motor skill* Motor development
Intervention Therapy Physiotherapy Physical therapy
Fine motor skill* Coordination
Intervention Therapy Physiotherapy Physical therapy
Interventie fase 2: Tabel 2d.1: Children
Tabel 2d.2: Children
Resultaten Motorische ontwikkeling Tijdens de ontwikkeling is een verscheidenheid aan stoornissen gemeld in het motorisch functioneren in verband met prenatale blootstelling aan alcohol. (13) Tijdens de neonatale periode (de eerste 28 dagen na de geboorte) vertonen kinderen met FAS motorische afwijkingen zoals toegenomen tremoren, abnormale hand-op-mond-activiteit, verlaging van het totaal bewegen van het lichaam en het hoofd ligt vaak naar links. De eerste kenmerken die zich kunnen voordoen bij een baby met FAS zijn prikkelbaarheid, verminderde krachtige lichaamsactiviteit, verminderd zogen, meer cerebrale excitatie, ernstige intentie tremoren, verminderd adaptief vermogen, onzekerheid, slaapproblemen, verminderde alertheid, verminderde groeiontwikkeling en in ernstige gevallen terugtrekking. Ook tonen ze een zwakke greep, angstgevoelens en een slechte oog-hand coördinatie. Hyperactiviteit, tachycardie, tremoren van het lichaam, hypertrofie van de m.gastrocnemius en gynaecomastie zijn symptomen die zowel voorkomen bij volwassenen met chronische alcoholisme als kinderen met FAS. Deze symptomen verminderen gedurende de eerste 18 maanden na de geboorte. (5)
Aangedane structuren Structurele schade aan het centrale zenuwstelsel kan problemen veroorzaken bij de uitvoerende functies en bij de informatieverwerking in verband met motorische vaardigheden. (14) Intra-uteriene blootstelling aan alcohol lijkt ook invloed te hebben op de ontwikkeling van de hersenen op microstructureel niveau. Zo hebben studies met behulp van Diffusion Tensor Imaging en magnetische resonantie spectroscopie een abnormale ontwikkeling en desorganisatie van de witte stof gemeld, abnormaal volume van de grijze stof, een vermindering van de verhoogde corticale dikte en veranderingen in regionale hersenen metabole bij jong volwassenen met prenatale alcohol blootstelling. Met als gevolg dat er een hogere drempelwaarde is bij het verwerken van sensorische informatie. Zowel bij de inkomende impulsen als bij de uitgaande impulsen. (13,14) Neuro-imaging studies hebben aangetoond dat er verlagingen en afwijkingen in de totale omvang en vorm van de hersenen plaatsvinden. Er zijn groei afwijkingen van de pariëtale kwabben, frontale kwabben, de caudatus putamen, de hippocampus en het cerebellaire vermparietaleis. Ook ontstaan er regionale afwijkingen van bepaalde hersenstructuren zoals de kleine hersenen, corpus callosum en de basale ganglia. (13)
De basale ganglia en het cerebellum zijn twee neurale structuren die consequent worden beïnvloed door blootstelling aan alcohol tijdens de prenatale periode. Studies hebben een volume daling gedocumenteerd van zowel de basale ganglia als het cerebellum. (9,14) De basale ganglia is betrokken bij motorische programma's, complexe motorische sequenties en werken samen met de kleine hersenen om een efficiënte sensomotorische prestatie mogelijk te maken. (9,13) Het cerebellum is van cruciaal belang voor de motorische coördinatie en controle. Cerebellaire disfunctie kan zich manifesteren als disfunctie bij visueel geleide bewegingen, timing van motorische vaardigheden, het vermogen voor voorspelling en de coördinatie. Prenatale alcohol blootstelling zorgt voor schade aan zowel het cerebellum als de basale ganglia, waardoor er onvoldoende doelgerichte armbeweging mogelijk is. Deze problemen uiten zich in een verminderde coördinatie bij bijvoorbeeld het doelgericht reiken naar een voorwerp of een verminderde coördinatie bij het uitvoeren van fijn motorische taken zoals schrijven. Hersengebieden zoals de kleine hersenen en de basale ganglia, die bijzonder kwetsbaar lijken te zijn voor blootstelling aan alcohol, zijn mede verantwoordelijk voor zintuiglijke-motorische functies. (13) Prenatale blootstelling aan alcohol heeft ook een negatieve invloed op het perifeer zenuwstelsel en de spierontwikkeling. Kinderen met FAS hebben een verminderde of vertraagde perifere zenuw myelinisatie en een verminderde zenuwgeleidingssnelheid. Dit kan een negatieve invloed hebben op de bewegingssnelheid van de motorische vaardigheden. (14,15) Motorische problemen De motorische problemen bij kinderen met FAS treden vaak in dezelfde mate op als de cognitieve achterstand van deze kinderen. Hier zorgen problemen met balans en vertragingen op fijn motorisch gebied voor de meeste problemen. De kinderen met prenatale blootstelling aan alcohol maar zonder diagnose FAS vertonen deze problemen ook maar in mindere mate. De kinderen zonder prenatale blootstelling aan alcohol vertonen deze problemen niet of nauwelijks. (4) Uit onderzoek blijkt dat kinderen met FAS moeite hebben met de dagelijkse activiteiten. Prestaties van relatief complexe bewegingen worden gekenmerkt door een tragere reactie initiatie en doorlooptijd. Voor de meeste taken kunnen deze tekorten veel problemen veroorzaken. Deze problemen hebben gevolgen voor artsen en
therapeuten die werken met kinderen met FAS. (14) Isometrische kracht Isometrische kracht is nodig om als kind te functioneren op school, tijdens buitenspelen en tijdens functionele vaardigheden. Uit onderzoek blijkt dat kinderen met FAS een aanzienlijk grotere verminderde spierkracht hebben dan kinderen zonder prenatale blootstelling. Het probleem ligt vooral in het volhouden van de kracht, zowel lichamelijk als geestelijk en in de coördinatie. De kinderen vertonen weinig structuur en reageren niet consequent. Er kan geconcludeerd worden dat de problemen in isometrische kracht gepaard gaan met problemen in dagelijkse activiteiten. Zoals het handschrift waardoor de prestaties op school verminderen, het gebruik van eetgerei en veters strikken. (15) Fijne en grove motoriek De fijne motoriek is sterker aangedaan dan de grove motoriek. (4, 10, 16) Het is ook aangetoond dat de negatieve effecten van prenatale blootstelling aan alcohol op de fijne motorische coördinatie en evenwicht kunnen blijven in de volwassen periode, met name voor de doelgroep met de diagnose FAS. (13) Timing Kinderen met FAS tonen significant een grotere vertraging in beweging aan dan kinderen die prenataal zijn blootgesteld aan alcohol en gezonde kinderen. (14) Deze kinderen scoren aanzienlijk lager op sensomotorische taken (reactie en tijd) zoals grijpkracht en snelheid. (5) Ook hebben ze minder effectieve sensomotorische controle. Doelgericht reiken is een voorbeeld van een specifieke zintuiglijk-motorische vaardigheid die men vaak gebruikt bij het uitvoeren van dagelijkse taken. Het reikgedrag lijkt gevoelig voor kleine veranderingen als gevolg van prenatale alcohol blootstelling. Het doelgericht reiken bij kinderen met FAS ziet er dan ook slordig en slecht gecoördineerd uit. Ook verloopt de reikbeweging trager. Prenatale alcohol blootstelling kan geassioceerd worden met een disfunctionele temporele verwerking en verminderde timing van motorische reacties. Verder is er een nauwe samenwerking tussen reikbewegingen en lichaamshouding wat mogelijk de relatie tussen balans tekorten en de kwaliteit van de doelgerichte armbewegingen impliceert. (13) Kinderen met FAS vertonen aanzienlijke vertraging in twee domeinen: reactie programmeringstijd en bewegingstijd. Deze resultaten kunnen gepaard
gaan met structurele centraal neurologische tekorten en perifeer neurologische tekorten. (14) Ook reageren de kinderen minder nauwkeurig op inkomende impulsen en reageren ze variabel op de twee types van timing taken (CoincidentAnticipation Timing Task/ Movement Speed-Timing Task) met name bij complexe taken. (9, 14, 15) Coördinatie De coördinatie is cruciaal voor de integratie van visuele feedback en de motor output. (15) Met behulp van geautomatiseerde dynamische posturegraphy is aangetoond dat kinderen die prenataal blootgesteld zijn aan alcohol meer moeite hebben met het handhaven van posturale balans als gevolg van onjuiste somatosensorische en visuele feedback. (13,16) Ook vertonen kinderen met FAS tekorten in de oog-hand coördinatie. (16) Uit onderzoek blijkt dat kinderen met FAS langer en sneller proximale bewegingen uitvoeren en lange maar tragere distale armbewegingen uitvoeren. Daarnaast hebben ze de neiging om overmatige hoofdbewegingen te vertonen. Uit onderzoek blijkt dat dergelijke minder succesvolle prestaties van kinderen met FAS tot uiting komen in een minder efficiënte armbeweging coördinatie en controle. Bewegingen van het hoofd en de schouder worden mechanisch verbonden met bewegingen van de hand en kunnen de fijn motorische coördinatie beïnvloeden. De problemen met de motorische coördinatie en controle zijn onafhankelijk van het maturatie niveau (leeftijd). Kinderen met FAS hebben problemen met de planning van de beweging sequenties en met de snelheid aanpassen met betrekking tot taak gericht handelen. (13) Motorische interventies voor kinderen met FAS Er is onderzoek gedaan bij ratten die aan alcohol zijn blootgesteld. Deze ratten werden onderworpen aan een complexe motorische taak training. In hetzelfde onderzoek deden de aan alcohol blootgestelde ratten mee aan een revalidatie training waarin ze postnataal gedwongen werden om complexe motorische vaardigheden aan te leren. (17) In een soort gelijk onderzoek werden jonge ratten blootgesteld aan binge-achtig alcoholgebruik tijdens de periode waarin de hersenen het meest gevoelig zijn voor de teratogene effecten van alcohol. Ze werden vervolgens voor 20 dagen onderworpen aan complexe motorische taak training. Verbeteringen in het motorisch functioneren na een intensieve training werden
geassocieerd met significant meer synapsen en meer complexe dendritische wijzigingen, wat suggereert dat de hersenen van de ratten die zijn blootgesteld aan alcohol nog steeds in het bezit zijn van plasticiteit. (18) In een ander onderzoek hebben deze onderzoekers dieren blootgesteld aan alcohol en de controle dieren ingedeeld in inactief (IC) of herstelverblijf (RC) voorwaarden. De RC ratten kregen vijf proeven per dag gedurende tien dagen op een verhoogde hindernisbaan. De dieren werden aangespoord om deze revalidatie oefeningen uit te voeren door zachtjes in de achterpoten te knijpen. De resultaten toonden aan dat aan het einde van de trainingsperiode de groep die was blootgesteld aan alcohol en de controle groep beiden op een vergelijkbaar niveau zaten. Bovendien, de RC ratten van de groep die waren blootgesteld aan alcohol toonde significant meer parallelle vezels synapsen per Purkinje neuron, in vergelijking met de dieren uit dezelfde groep die in een inactieve kooi verbleven. Latere studies hebben verder bewijs geleverd voor de plasticiteit in het cerebellum bij ratten die zijn blootgesteld aan alcohol. (19) Onderzoekers zijn begonnen om de bevindingen uit te breiden van enkele op ervaring gebaseerde training trials voor de mens. In een poging om bevindingen voor de mensen uit te breiden, hebben de auteurs van dit artikel de kinderen die zijn blootgesteld aan alcohol en de controle groepen getraind in een reeks van twee maanden op de motor sequenties (reeksen). De voorlopige resultaten lieten zien dat traininggeïnduceerde plasticiteit aanwezig was van het motor systeem. (19) Uit een zes maanden follow-up onderzoek van een interventie, die gericht was op het verbeteren van gedrag en het academisch functioneren van kinderen die prenataal zijn blootgesteld aan alcohol, komt naar voren dat na zes maanden de vaardigheden en het gedrag aanzienlijk zijn verbeterd. Hieruit kan geconcludeerd worden dat kinderen met een prenatale blootstelling aan alcohol trainbaar zijn. (20) In neuroanatomical studies komt naar voren dat complexe motorische training en farmacologische behandelingen in staat zijn ontwikkelingsstoornissen en alcohol-geïnduceerde veranderingen te verbeteren. Deze studies zijn gebaseerd op de veronderstelling dat het herstellen van neuroanatomische integriteit leidt tot verder functioneel herstel. Zij suggereren dat complexe motor training motorische prestaties van kinderen of zelfs volwassenen met FAS kunnen verbeteren. Echter is het op dit moment
onduidelijk of het herstel of de reorganisatie van neurale verbindingen mogelijk is in andere regio's dan de kleine hersenen en de motorische cortex van het zenuwstelsel. Bovendien blijft de vraag of de verbetering van de motorische vaardigheden en anatomische verandering in synapsen na ingewikkelde motorische training blijvend is. (21) Strategieën voor interventies Strategieën die we zouden kunnen meenemen bij interventies op motorisch gebied bij kinderen met FAS: 1: Routine en structuur. Plannen van activiteiten, elke dag op dezelfde tijdstippen. 2: Praktijkgericht aan het werk gaan. 3: Handelingen in taken verdelen en elke taak apart oefenen. 4: Visuele hulpmiddelen aanbieden aangezien kinderen met FAS communicatief zwak zijn. (18) Gestructureerde taken zorgen ervoor dat kinderen precies begrijpen wat er van hen wordt verwacht. Kinderen moeten een voorbeeld hebben van een eindresultaat om tot voltooiing van de taak te komen. Een gestructureerde omgeving en taken hebben een positief effect op het uitvoeren van de interventie bij kinderen met FAS. (17) Motorische interventies voor kinderen met motorische problemen De perceptuele-motorische (PM) benadering gaat uit van een causaal verband tussen motorisch gedrag en de onderliggende perceptuele processen. PM training richt zich op de ervaringen van een kind met betrekking tot de sensorische en motorische taken door middel van therapeut gerichte gestructureerde activiteiten. Het is aangetoond dat PM therapie betere resultaten vertoont bij de grove motoriek en motor coördinatie problemen. Ook helpt PM bij het verbeteren van de fijne motoriek en oog-hand coördinatie vaardigheden. Kinderen met een verstandelijke handicap of ontwikkelingsachterstand vertonen aanzienlijke winst in de grove motoriek en de kopieer prestaties. (22) Sensorische integratie (SI) interventie is gebaseerd op de veronderstelling dat sensorische informatieverwerking nodig is voor optimale werking van de hersenen van een kind. Het bevorderen van deze onderliggende mogelijkheden op vroegtijdige leeftijd minimaliseert de abnormale functies als resultaat van plasticiteit in het centrale zenuwstelsel. Het is aangetoond dat SI therapie betere resultaten vertoont bij fijn motorische problemen, problemen met motorische controle, motorische planning en taken die een complexe
sensomotorische verwerking vereisen. Een algemene verbetering van de organisatie van sensorische input kan vervolgens de motor planning versterken. Ook verbeterd het vermogen om de volgorde van een taak te begrijpen en deze uit te voeren. Dit leidt tot een verbetering in de fijne motoriek. Het resultaat biedt direct bewijs dat kinderen met een lichte mentale retardatie in staat zijn om te profiteren van SI therapie voor het optimaliseren van de geïntegreerde verwerking van zintuiglijke prikkels en motorische reacties. Het neurodevelopmental treatment (NDT) principe richt zich op het begrijpen van problemen van kinderen met betrekking tot spierspanning, stabiliteit, mobiliteit en voor deze problematiek hebben ze gerichte interventies. NDT is geschikt voor gebruik bij kinderen met een licht verstandelijke handicap, omdat deze kinderen vaak neuromusculaire stoornissen vertonen. Dit houdt in: ongewone houding, hypotonie, slechte controle over de ledematen, atypische spieractiviteit, motor vertraging en motorische problemen. Het grootste effect van de behandeling bij NDT zal worden gezien in taken die functionele bewegingspatronen vereisen. (22) Neuromotor task training (NTT) is effectief en werkt erg succesvol, vooral bij kinderen met DCD. Ook wordt er geconcludeerd dat taakgerichte therapie veelbelovende resultaten boekt. NTT is gebaseerd op een cognitieve neuro wettenschappelijke aanpak van de motorische controle. Dit houdt in dat een aantal cognitieve en motorische controleprocessen kan worden onderscheiden tijdens de voorbereiding en uitvoering van functionele motorische taken, zoals de verwerking van motortask gerelateerde informatie, actieplanning en initiatie. NTT is een taakgerichte aanpak die gericht is op het direct aanleren van de vaardigheden die een kind nodig heeft in het dagelijks leven. Hoe hoger de gelijkenis tussen de omstandigheden tijdens de behandeling en de omstandigheden in het dagelijks leven, des te effectiever de behandeling zal verlopen. (23) Strategieën voor interventies Uit onderzoek is een aantal tips gekomen voor het verbeteren van motorische interventies bij kinderen met een motorische achterstand: 1. Motorische interventies gericht op de lichamelijke activiteit moeten worden uitgevoerd door middel van een gecombineerde of partnerschap benadering. 2. Interventie programma’s moeten zorgvuldig worden gekozen zodat kinderen enthousiast over het programma zelf raken waardoor de oefeningen makkelijker zullen worden uitgevoerd. Ook moet er tijdens het programma rekening worden gehouden
met de omgeving van de kinderen. 3. Ouders moeten betrokken zijn bij de interventies. Zo kunnen de ouders ondersteunen waar nodig. Ook kunnen ze de oefeningen uit de interventie programma’s later thuis met hun kind oefenen. 4. Motorische interventies gericht op de lichamelijke activiteit moeten worden ondersteund door een theoretisch kader. (24)
Conclusie De meest voorkomende motorische problemen bij kinderen met FAS zijn: verminderde spierkracht en problemen in de fijne en grove motoriek. Deze problemen liggen vooral in de coördinatie en het volhouden van de kracht, zowel lichamelijk als geestelijk. De kinderen vertonen weinig structuur en reageren niet consequent op motorsensorische input. Ook is de fijne motoriek sterker aangedaan dan de grove motoriek. Kinderen met FAS vertonen vertraging in twee domeinen: reactie programmeringstijd en bewegingstijd. Dit uit zich in een minder effectieve sensomotorische controle. Kinderen met FAS hebben moeite met doelgericht reiken. Het reikgedrag lijkt gevoelig voor kleine veranderingen als gevolg van prenatale alcohol blootstelling. Het meest voorkomende probleem bij kinderen met FAS uit zich in coördinatie problemen tijdens het uitvoeren van fijn motorische vaardigheden. Deze problemen zorgen voor een belemmering tijdens het uitvoeren van de dagelijkse activiteiten. Uit onderzoek blijkt dat de motorische interventies voor kinderen met FAS effectief zijn als ze zijn gebaseerd op activiteiten uit het algemeen dagelijks leven (ADL). Uit bovenstaande artikelen is gebleken dat na een intensieve training het motorisch functioneren bij kinderen met FAS verbetert. Deze conclusie is getrokken uit een onderzoek dat uitgevoerd is op ratten. Er wordt gesuggereerd dat de hersenen van de ratten die zijn blootgesteld aan alcohol nog steeds in het bezit zijn van plasticiteit en dus trainbaar zijn. Onderzoekers zijn begonnen om de bevindingen uit te breiden van enkele op ervaring gebaseerde training trials voor de mens. De voorlopige resultaten lieten zien dat traininggeïnduceerde plasticiteit aanwezig was van het motor systeem. De meest voorkomende benaderingen voor de behandeling van sensomotorische problemen bij kinderen met een handicap zijn sensorische integratie (SI) therapie, neurodevelopmental treatment (NDT) en perceptuele-motorische (PM) aanpak. Ook is neuromotor task training (NTT) effectief gebleken bij kinderen met DCD met motorische problemen.
Discussie Er is geen duidelijk onderzoek gedaan naar welke interventies het meest effectief zijn voor de motorische problemen bij kinderen met FAS of prenatale blootstelling aan alcohol. Er is een relatief beperkte hoeveelheid aan onderzoeken naar behandelingsmethoden en interventies voor kinderen met FAS. Wel is er veel vraag naar interventies op alle ontwikkelingsgebieden. Men klaagt over een slechte kwaliteit van diagnostiek en behandeling. Tijdens de motorische fase hebben we één artikel niet beoordeeld aangezien deze te oud was en hierdoor niet binnen onze inclusie criteria viel. Wel hebben we dit artikel meegenomen omdat dit het enige artikel was wat zich richtte op de doelgroep fysiotherapeuten. Ook hebben we uit de studies geen duidelijke klinische beelden kunnen benoemen. Hier hebben we onze expertise gebruikt. Deze hebben we gebaseerd op wat we hebben geleerd tijdens de minor kinderen aan de Hogeschool van Amsterdam. Voor de motorische fase hebben we zes artikelen gebruikt waarvan vier uit Amerika, één uit Mexico, twee uit Frankrijk, één uit Zuid-Afrika en één uit Canada. Twee van deze artikelen komen uit Europa. Men zou zich kunnen afvragen of kinderen in Europa andere motorische problemen vertonen dan de problemen die we hebben vernoemd, dit wegens cultuurverschillen. We hebben bij de eerste interventie fase zes artikelen met de Cochrane beoordelingsformulieren beoordeeld. Hier hebben we er vijf van gebruikt aangezien in één van de artikelen een conclusie geformuleerd was over alle interventies die door verschillende disciplines kunnen worden uitgevoerd bij kinderen met FAS. In deze conclusie staat niks over de motorische interventies die door paramedici kunnen worden uitgevoerd bij kinderen met FAS. Ondanks dat er wel onderzoeken bestaan over kinderen met prenatale alcohol blootstelling waarbij te zien is dat ze trainbaar zijn en over plasticiteit beschikken, zijn de meeste interventies met betrekking tot complexe motorische vaardigheidstraining vooral uitgevoerd in diermodellen. De studies die we hierover hebben gevonden lieten een verbetering zien in het motorisch functioneren na een intensieve training. Dit werd geassocieerd met significant meer synapsen en meer complexe dendritische wijzigingen, wat suggereert dat de hersenen van de ratten die zijn blootgesteld aan alcohol nog steeds in het bezit zijn van plasticiteit en trainbaar zijn. Echter deze diermodellen die zijn gebaseerd op ervaringstraining zijn inherent beperkt aangezien deze modellen alleen kunnen worden gebruikt bij relatief eenvoudige functies.
Menselijke studies hebben zich gericht op hogere cognitieve functies zoals taal en zelfregulering, diermodellen hebben gebruik gemaakt van eenvoudige vormen van leren en motorische functies. Uit een onderzoek komen meerdere studies naar voren die aantonen dat complexe motorische training en farmacologische behandelingen in staat zijn ontwikkelingsstoornissen en alcohol-geïnduceerde veranderingen te verbeteren of te voorkomen. (21) Deze studies zijn gebaseerd op de veronderstelling dat het herstellen van neuroanatomische integriteit leidt tot verder functioneel herstel. Zij suggereren dat complexe motor training motorische prestaties van kinderen of zelfs volwassenen met FAS kunnen verbeteren. Echter is het op dit moment onduidelijk of het herstel of de reorganisatie van neurale verbindingen mogelijk is in andere regio's dan de kleine hersenen en de motorische cortex van het zenuwstelsel. Bovendien blijft de vraag of de verbetering van de motorische vaardigheden en anatomische verandering in synapsen na ingewikkelde motorische training blijvend is. (17,18,19) Uit één onderzoek is gebleken dat een traininggeïnduceerde plasticiteit aanwezig was van het motor systeem na twee maanden training bij kinderen met FAS. Dit is het enige menselijke bewijs wat we hebben om te concluderen dat de motorische problemen van kinderen met FAS of prenatale blootstelling aan alcohol verbeteren na twee maanden motorische training. (19) Voor de eerste interventie fase hebben we vijf artikelen gebruikt waarvan drie uit Amerika, één uit Canada en één uit Mexico. Men zou zich kunnen afvragen of deze interventies ook toepasbaar zijn op Europese kinderen met FAS. Dit wegens verschil in expertise en cultuurverschillen. Alle artikelen die uit de screening kwamen hebben we tot en met punt negen van de Cochrane beoordelingsformulieren beoordeeld. Dit vanwege het feit dat we achter de validiteit en betrouwbaarheid van de artikelen wilden komen. De overige punten, na punt negen, waren voor ons onderzoek niet relevant. Uit ons onderzoek kunnen we concluderen dat er geen duidelijke interventies zijn voor kinderen met de diagnose FAS. We zijn een literatuuronderzoek gaan doen naar interventies voor de motorische problemen van kinderen met FAS. Voor dit onderzoek hebben we twee systematische reviews gebruikt en twee cohort studies. De interventies SI therapie, NDT en PM zijn onderzocht bij kinderen met een handicap en sensomotorische problemen. De NTT interventie is onderzocht bij kinderen met DCD. Verder moet onderzocht worden of deze interventies ook positieve effecten hebben op de
motorische problemen van kinderen met FAS. Voor de tweede interventie fase hebben we vier artikelen gebruikt waarvan één uit Engeland, één uit Nederland en twee uit Amerika. Twee van deze artikelen komen uit Europa, één daarvan zelfs uit Nederland. Men zou hieruit kunnen concluderen dat de gekozen interventies voor kinderen zonder de diagnose FAS ook in Europa toegepast worden. Ons doel was systematisch informatie vergaren over kinderen met FAS in de leeftijdscategorie van 0 tot en met 12 jaar m.b.t. de symptomatologie vooral gericht op de motorische problematiek, diagnostiek en interventie gericht op de beroepsgroep. Dit artikel is het bewijs dat we ons doel hebben behaald. We hebben systematisch informatie vergaard om dit artikel tot stand te kunnen brengen. In het naslagwerk staat alle informatie die we hebben verzameld uitgebreid beschreven. In de gevonden literatuur is geen gebruik gemaakt van een leeftijdsgrens. Dit heeft invloed op de resultaten van dit artikel. In dit artikel hebben we gebruik gemaakt van twee verschillende termen namelijk ‘’FAS’’ en ‘’kinderen met een prenatale blootstelling aan alcohol’’. Hier hebben we voor gekozen aangezien uit onderzoek is gebleken dat kinderen met prenatale blootstelling aan alcohol maar zonder diagnose FAS de motorische problemen van kinderen met FAS ook vertonen, maar in mindere mate. De kinderen zonder prenatale blootstelling aan alcohol vertonen deze problemen niet of nauwelijks. (4) We hebben onze hypothese niet kunnen bevestigen, aangezien er geen gericht onderzoek is gedaan naar de interventies voor de motorische problematiek van kinderen met FAS. Onze gevonden onderzoeken naar de interventies voor de motorische problemen van kinderen met FAS zijn uitgevoerd op ratten. Ook zijn er geen specifieke fysiotherapeutische interventies bij deze onderzoeken naar voren gekomen. De beste evidence based interventies die we hebben gevonden voor kinderen met motorische problemen zonder de diagnose FAS zijn SI therapie, NDT, PM en NTT. Er is aangetoond dat deze interventies effectieve effecten hebben op dezelfde motorische problemen als de motorische problemen van kinderen met FAS. Er is geen onderzoek gedaan naar de effecten van deze interventies bij kinderen met de diagnose FAS of kinderen die prenataal blootgesteld zijn aan alcohol. Twee van de zes gebruikte artikelen uit de motorische fase zijn afkomstig uit West Europa. De motorische problemen van kinderen met FAS of prenatale blootstelling aan alcohol kunnen anders zijn in West Europa in vergelijking met Amerika, Mexico, Zuid-Afrika en/of Canada. Dit door
eventuele verschillen in expertise, omgeving en/of cultuur. Daarom adviseren we om onderzoek te doen naar de motorische problemen van kinderen met FAS of prenatale blootstelling aan alcohol in West Europa. Wanneer deze problemen in kaart zijn gebracht kan de volgende stap genomen worden namelijk: Verder onderzoek naar de effectiviteit van de hierboven beschreven interventies voor de motorische problemen bij kinderen met FAS of prenatale blootstelling aan alcohol. Dit aangezien de interventies zijn uitgevoerd op kinderen met dezelfde motorische problematiek als kinderen met FAS. De effectiviteit van deze interventies is nog niet onderzocht bij kinderen met de diagnose FAS. Ook is aangetoond dat de motorische problemen van kinderen met FAS trainbaar zijn. De oorzaak van deze motorische problemen zijn bij kinderen met en zonder FAS verschillend. Het is discutabel of de oorzaak van de motorische problemen de effectiviteit van interventies beïnvloedt.
Referentielijst (1) Swaab, D. Wij zijn ons brein van baarmoeder tot alzheimer. Uitgeverij contact 2012, p. 64. (2) Riley EP, McGee CL. Fetal Alcohol Spectrum Disorders: An Overview with Emphasis on Changes in Brain and behavior. Experimental Biology and Medicine 2005. 230:357-365. P. 357- 365. http://ebm.rsmjournals.com/content/230/6/357.fu ll.pdf+html (3) Perlstein D, Shield WC. Medcinenet. Fetal alcohol syndrome 2012. Geraadpleegd: 12 april 2012. URL: http://www.medicinenet.com/fetal_alcohol_syndr ome/article.htm (4) Kalberg W, Provost B, Tollison S, Tabachnick B, Robinson L, Hoyme HE, Trujillo , Buckley D, Aragon A, May p. Comparison of Motor Delays in Young Children With Fetal Alcohol Syndrome to Those With Prenatal Alcohol Exposure and With No Prenatal Alcohol Exposure. ALCOHOLISM: CLINICAL AND EXPERIMENTAL RESEARCH 2006. Vol. 30, No. 12. P.2037-2045. (5) Osborn JA, Harris SR, Weinberg J. Fetal Alcohol Syndrome: Review of the Literature With Implications for Physical Therapists. PHYS THER. 1993; 73:599-607. (6) Stichting Foetaal Alcohol Syndroom. Prevalentie. Internetsite 2002. Geraadpleegd: 12 april 2012. URL: http://www.fasstichting.nl/FASD/p_gez.php (7) Edward P. Riley. Fetal Alcohol Spectrum Disorders: An Overview. Neuropsycho Rev (2011) 73-80.
(8) Balkom IDC, Gunning WB, Hennekam RCM. Foetaal alcoholsyndroom: een miskende oorzaak van verstandelijke handicap en probleemgedrag in Nederland. Ned Tijdschr Geneeskd. 1996;140:5925. (9) Wass TS, Simmons RW, Thomas JD, Riley EP. Timing Accuracy and Variability in Children With Prenatal Exposure to Alcohol. ALCOHOLISM: CLINICAL AND EXPERIMENTAL RESEARCH 2002. Vol. 26, No. 12 December 2002:1887-1896. (10) Jirikowic T, Kartin D, Olson HC. Children with fetal alcohol spectrum disorders: A descriptive profile of adaptive function. Revue canadienne d’ergotherapie numero 4, volume 75 2008: 238-248 (11) By MedExpert. What is the prognosis for fetal alcohol syndrome?. November 2nd, 2007. Geraadpleegd: 12 april 2012. URL: http://www.answerbag.com/q_view/457307 (12) Vaux KK, Chambers C, Itani O, Windle ML, Pramanik AK , Wagnerm CL, Rosenkrantz T. Fetal Alcohol Syndrome Follow-up. Medscape Aug 25, 2010. (13) Domellof E, Fagard J, Jacquet AY, Ronnqvist L. Goal-directed arm movements in children with fetal alcohol syndrome: a kinematic approach. European Journal of Neurology 2011. 2010: p. 312-320. (14) Simmons RW, Thomas JD, Levy SS, Riley EP. Motor response programming and movement time in children with heavy prenatal alcohol exposure. Alcohol 44 (2010) 371-378. (15) Simmons RW, Nguyen TT, Levy SS, Thomas JD, Mattson SN, Riley EP. Children with heavy prenatal alcohol exposure exhibit deficits when regulating isometric force. Alcoholism: Clinical and Experimental Research. Vol. 36, No. 2 February 2012: 302-309. (16) Adnams CM, Kodituwakku PW, Hay A, Molteno CD, Viljoen D, May PA. Patterns of Cognitive-Motor Development in Children With Fetal Alcohol Syndrome From a Community in South Africa. ALCOHOLISM: CLINICAL AND EXPERIMENTAL RESEARCH. Vol. 25, No. 4 April 2001: 557-562. (17) Davis K, Desrocher M, Moore Timothy Fetal Alcohol Spectrum Disorder: A Review of Neurodevelopmental Findings and Interventions. J Dev Phys Disabil (2011) 23:143–167 (18) Paley B, O’Connor M.J. Intervention for individuals with fetal alcohol spectrum disorders: treatment approaches and case management (2009). Developmental disabilities research revieuws 15: 258 – 267. (19) Piyadasa W. Kodituwakku & E. Louise Kodituwakku. From Research to Practice: An Integrative Framework for the Development of Interventions for Children with Fetal Alcohol
Spectrum Disorders. Neuropsychol Rev (2011) 21:204–22. (20) †PhD Coles C.D., PhD Kable J.A. PhD, † EdD Taddeo E. Math Performance and Behavior Problems in Children Affected by Prenatal Alcohol Exposure: Intervention and Follow-Up. (2009) J Dev Behav Pediatr 30:7–15 (21) Wei–Jung A. Chen, Ph.D., Susan E. Maier, Ph.D., Scott E. Parnell, and James R. West, Ph.D. Alcohol and the developing brain: neuroanatomical studies. Alcohol Res Health. (2003);27(2):174-80. (22) Wuang YP, Wang CC, Huang MH, Su CY. Prospective Study of the Effect of Sensory Integration, Neurodevelopmental Treatment, and Perceptual–Motor Therapy on the Sensorimotor Performance in Children With Mild Mental Retardation. American Journal of Occupational Therapy 2009, 63, 441–452. (23) Niemeijer AS, Smits-Engelsman BCM, Schoemaker MM. Neuromotor task training for children with developmental coordination disorder: a controlled trial. Developmental Medicine & Child Neurology 2007, 49: 406–411. (24) Riethmuller AM, Jones RA, Okely AD. Efficacy of interventions to improve motor development in young children: a systematic review. Pediatrics; originally published online September 7, 2009; p. 1e-11e.
