Samenvatting in het Nederlands (summary in Dutch) Spraak vormt het primaire kanaal voor menselijke sociale interactie en de mens bezit een aangeboren capaciteit om verbale communicatie te leren. Tegelijkertijd is de de productie van spraak een van de meest complexe menselijke vaardigheden. Spreken vereist een uitgebreide en nauwkeurige spatio-temporele coördinatie van de spierstructuren die ademhaling, stemgeving, resonantie en articulatie aansturen, wat de integratie van een veelvoud aan informatiestromen (auditief, somatosensorisch en motorisch) op meerdere cognitieve niveaus vereist. Het duurt jaren om de pragmatische, linguistische, perceptuele, en sensomotorische kennis en vaardigheden die noodzakelijk zijn voor de moeiteloze productie (en perceptie) van vloeiende spraak te verkrijgen. Hoewel spraakacquisitie een langdurig proces is komen de meeste kinderen er succesvol door, en, gezien de complexiteit van de nodige vaardigheden, opvallend gemakkelijk. Het bijzondere karakter van deze prestatie vormt een van de fundamentele vraagstellingen in de klassieke “nature-nurture” discussie in taal en spraakacquisitie die tot op de dag van veandaag nog altijd actueel is (bijv., Dehaene-Lambertz, HertzPannier, & Dubois, 2006; Rosen & Iverson, 2007; Sebastián-Gallés, 2007; Vouloumanos & Werker, 2007a, 2007b). Niet alle kinderen doorlopen het proces succesvol en/of moeiteloos en sommige blijven worstelen in het stadium dat ze de eerste klanken van betekenisvolle spraak willen produceren. De prevalentie en incidentie van spraakontwikkelingsstoornissen varieert van 1.1% tot 6.4% (Broomfield & Dodd, 2004; Law, Boyle, Harris, Harkness, & Nye, 2000; McKinnon, McLeod, & Reilly, 2007; Shriberg, Tomblin, & McSweeny, 1999). Merk op dat stotteren en spraakachterstand hier niet bij inbegrepen zijn; het gaat uitsluitend om kinderen met een geïsoleerde spraakstoornis, zonder andere fysieke of cognitieve beperkingen. Om de kinderen die zulke problemen ondervinden te helpen met het spraakacquisitieproces zijn een variëteit aan behandelmethodeen ontwikkeld, elk gericht op verschillende delen van de spraakproductieketen. Spraakontwikkelingsdyspraxie (SOD) is een subtype dat een opvallende resistentie tegen elke soort therapie lijkt te hebben. SOD wordt typisch gedefinieerd is als een neurologische spraakstoornis waarin de precisie en consistentie van spraakbewegingen zijn verstoord, zonder dat er sprake is van neuromusculaire beperkingen (ASHA, 2007). Desalniettemin is SOD als diagnostische categorie controversieel, zowel wat betreft klinische kenmerken als onderliggende neuro-motorische tekortkoming. De differentiaal diagnose tussen kinderen met SOD en kinderen met andere, fonologische, spraakstoornissen (SSD; “speech sound dis177
Samenvatting in het Nederlands orders”) vormt een van de hoofdvragen op het gebied van de taal-en spraakpathologie bij kinderen. SOD behelst verschillende symptomen gedurende de opeenvolgende ontwikkelingsstadia (Maassen, 2002; Maassen, Nijland, & Terband, 2010) en is geassocieerd met een keur aan verschillende diagnostische beschrijvingen. Het doel van dit proefschrift was om de diversiteit aan psycholinguïstische en perceptueelmotorische symptomen van SOD te herleiden tot specifieke stadia van sensomotorische informatieverwerking en om de potentiële neurologische tekortkomingen die erachter schuilgaan te identificeren. Dit werk volgt de lijn van de proefschriften van Geert Thoonen (1998) en Lian Nijland (2003). Thoonen richtte zich op de differentiaal diagnose tussen kinderen met SOD en kinderen met spastische dysarthrie en maakte een objectieve en kwantitatieve beschrijving van spraakkenmerken in kinderen met SOD. Hierop gebaseerd veronderstelde Thoonen en collega’s dat de onderliggende cognitieve tekortkoming in de verwerking en niet in de representatie gelegen is, en dat deze zich uit in het stadium van fonologische codering (Thoonen, Maassen, Gabreëls, & Schreuder, 1994). Nijland onderzocht vervolgens de spraakmotorische kenmerken verder, door middel van nauwkeurige akoestische metingen van coarticulatie en articulatorische compensatie voor een bijtblok onder verschillende fonologische omstandigheden (dezelfde sequentie van spraakklanken, maar met verschillende syllabegrenzen). De resultaten bevestigden de originele hypothese en impliceerden dat de onderliggende tekortkoming in SOD is gelegen in een onvermogen om een abstracte fonologische code om te zetten in spraakmotorische commando’s. Het huidige proefschrift trekt deze lijn verder en richt zich op sensomotorische informatieverwerking in SOD. Hierbij gebruiken we een combinatie van gedragsdata (akoestische en kinematische) en neurocomputationele modelering. De resultaten verdiepen en verbreden het inzicht in de neurologische processen die betrokken zijn bij spraakontwikkelingsstoornissen en in de relatie tussen primaire symptomen, afgeleide symptomen en compensatorische aanpassingen. Vervolgens kan de verkregen kennis worden gebruikt voor de ontwikkeling en aanpassing van methodes voor diagnostiek en klinische interventie. Bij de bestudering van de sensomotorische informatieverwerking die is betrokken in spraakproductie kunnen neurocomputationele modellen van spraakacquisitie en -productie een waardevol referentiekader bieden. Een van de meest geavanceerde modellen op het moment is het DIVA-model (Guenther, 1994; Guenther, Ghosh, & Tourville, 2006), een neuraal netwerk model dat bestaat uit feedforward and feedback controlelussen die betrokken zijn bij de aansturing van het articulatieapparaat. Aangezien DIVA computationeel geïmplementeerd is, kunnen computersimulaties van de spraakacquisitie- en -productieprocessen worden uitgevoerd. Verder is het model gekoppeld aan een articulatorische spraaksynthesizer, zodat het articulatorische en akoestische data genereert die met data van menselijke sprekers kan worden vergeleken. Onze modeleer benadering omvat drie stappen, die samen een cyclus vormen. Eerst worden, op basis van bestaande benaderingen en gedragsdata, specifieke hypothesen gegenereerd over de onderliggende tekortkomingen. Deze hypothesen worden dan getest in computersimulaties en de resulterende spraakpatronen worden vergeleken met de beschikbare gedragsdata. Tenslotte gebruiken we het model voor het afleiden van nieuwe hypothesen die empirisch getest kunnen worden in gedragsexperimenten en voor het afleiden van nieuwe ideeën voor klinische interventie. 178
Samenvatting in het Nederlands In een serie studies volgens deze modeleerbenadering hebben we het DIVA-model gebruikt om de spraakmotorische symptomen van SOD to associëren met specifieke processen van informatieverwerking. Een eerste studie (hoofdstuk 2), testte de hypothese dat het spraakproductiesysteem in SOD lijdt onder zwakke/onstabiele feedforward controle en dientengevolge in verhoogde mate afhankelijk is het feedback-controle subsysteem. In termen van psychomotorische functie kan de tekortkoming in SOD worden samengevat als een tekortkoming in het genereren van efficiënte spraakmotorische commando’s. In het DIVA model worden de motorcommando’s voor verschillende spraakklanken opgeslagen in feedforward projecties die de articulatorische trajecten die tot het gewenste auditieve doel leiden, specificeren. Een probleem in het genereren van spraakmotorische commando’s komt derhalve overeen met slechte feedforward controle. In het DIVA model leidt de introductie van fouten door slechte feedforward controle er vervolgens toe dat het systeem meer gaat leunen op de sensorische feedback-controle subsystemen. In een eerste serie computersimulaties hebben we de steun op feedback controle systematisch gevarieerd tijdens de acquisitie van motorcommando’s. De simulaties verklaarden vier sleutelkenmerken van spraakproductie in SOD: sterkere/afwijkende coarticulatie, vervorming van spraakklanken, zoekend articulatiegedrag, en vergrote variabiliteit tussen producties. Voor wat betreft de oorzaak van verslechterde forward controle in SOD hebben we twee mogelijkheden naar voren gebracht: gebrekkige somatosensorische informatie en verhoogde neurale ruis. In een vervolgserie simulaties met het DIVA model hebben we deze twee hypothesen verder onderzocht (hoofdstuk 3). De ernst van de twee tekortkomingen is systematisch gevarieerd tijdens het spraakacquisitieproces en de effecten van beide tekortkomingen op spraakproductie na ongestoord asymptotisch leren zijn onderzocht als controle condities. De resultaten toonden een toename in de ernst van vier symptomen van SOD voor beide hypothesen – sterkere/afwijkende coarticulatie, vervorming van spraakklanken, zoekend articulatiegedrag, en vergrote variabiliteit–, maar om verschillende redenen. Waar verhoogde neurale ruis voornamelijk leidde tot een verslechtering op het niveau van de fonetische mapping, leidde gebrekkige somatosensorische informatie voornamelijk tot een verslechtering op het niveau van de fonemische mappings. Zonder een kwantitatieve vergelijking met observaties in kinderen met SOD differentiëren deze resultaten niet direct tussen de twee hypothesen, maar de resultaten leveren wel direct testbare voorspellingen op voor auditieve en articulatorische perturbatie-experimenten. Verder, aangezien het voornaamste verschil tussen de twee onderliggende tekortkomingen de kwaliteit van het auditieve feedback controle subsysteem is, impliceren de resultaten dat bij kinderen met spraakstoornissen de betrokkenheid van fonologische vs. motorische processen voor een groot deel afhankelijk is van kwaliteit van het systeem voor zelf-monitoring van auditieve error. Deze bevindingen komen overeen met data uit gedragsexperimenten, die aangeven dat er bij kinderen met spraakontwikkelingsstoornissen een nauwe relatie is tussen perceptuele scherpte en productiesymptomen. Hoofdstuk 4 en 5 onderzochten specifieke kenmerken van functionele synergiën/coördinatieve structuren voor spraakbewegingen in menselijke sprekers door middel van electromagnetische midsagittale articulografie (EMMA). Een eerste pilot-studie onderzocht de consistentie van bewegingstrajecten en de compositie van articulatorische sluitingsbewegingen in een reïteratieve spreektaak bestaande uit de woorden /spa:/ en /pa:s/ in een groep van 7179
Samenvatting in het Nederlands jarige kinderen in vergelijking met volwassenen (hoofdstuk 4). De stabiliteit van de spraakmotorische uitvoering is gemeten door middel van de cyclisch-spatiotemporele variabiliteitsindex (cSTI) van de bewegingstrajecten van kaak, onderlip, en tongpunt. De cSTI is een maat voor de variabiliteit van richtings-specifieke cyclische bewegingspatronen (Van Lieshout, Bose, Square, & Steele, 2007; Van Lieshout & Moussa, 2000; Van Lieshout, Rutjens, & Spauwen, 2002). De compositie van synergiën is gemeten door middel van de amplitudes van de bewegingscomponenten van de tongpunt en de onderlip in de realisatie van de constricties voor respectivelijk de [s] en de [p] en de amplitude van de kaakopening tijdens de productie van de [a:]. De resultaten toonden een grotere variabiliteit in kinderen ten opzichte van volwassenen voor tongpunt en kaak, maar niet voor onderlip. Verder was de relatieve contributie aan de sluitingsbewegingen van de onderlip ten opzichte van de kaak kleiner voor kinderen in vergelijking met volwassenen; voor de tongpunt was er wat dit betreft geen verschil. Deze resultaten bevestigen en verbreden bevindingen van non-lineariteit in spraakmotorische ontwikkeling en illustreren het belang van een brede benadering in de bestudering ervan. Vervolgens hebben we deze methodologie toegepast op kinematische data van reïteratieve producties van de syllablen /spa:/ en /pa:s/ van tien 6-tot-9-jarigen met spraakontwikkelingsstoornissen (vijf met SSD en vijf met subtype SOD) en zes normaalsprekende kinderen (hoofdstuk 5). De resultaten toonden een grotere variabiliteit van tongpuntbewegingstrajecten en een grotere contributie van de onderlip in verhouding tot de kaak in articulatorische afsluitingen voor de vijf kinderen met SOD in vergelijking tot normaalsprekende kinderen. Dit impliceert dat de functionele synergiën voor spraakbewegingen in kinderen met SOD zowel vertraagd als minder stabiel zijn. Verder toonde de SSD-groep een compositie van tongpuntbewegingen die zowel verschillend was van de SOD-groep als van de controles. Deze resultaten suggereren dat de verschillen in spraakmotorische kenmerken tussen SSD en subtype SOD veeleer kwalitatief en niet kwantitatief zijn. Tegelijkertijd suggereren de resultaten dat zowel kinderen met SSD als kinderen met subtype SOD de amplitude van bewegingen vergroten als een adaptieve strategie om de articulatorische stabiliteit te vergroten (vergelijk Van Lieshout et al., 2007; Van Lieshout et al., 2002). Hoewel de analyse geen exclusieve kenmerken opleverde die subtype SOD onderscheiden van kinderen met SSD en van normaalontwikkelende kinderen, zijn deze resultaten veelbelovend voor het kwantificeren van de rol van spraakmotorische processen in spraakontwikkelingsstoornissen. Verder, in het algemeen bekeken, komen de bevindingen overeen met het idee dat er bij kinderen met SOD sprake is van een verstoorde ontwikkeling van de coördinatieve structuren voor spraakmotorische coördinatie, wat tekortkomingen van het forward model weergeeft. Hoofdstuk 6 beschrijft hoe onze modeleerbenadering gebruikt kan worden voor het afleiden van verdere voorspellingen die empirisch getest kunnen worden in gedragsexperimenten en voor het afleiden van mogelijke nieuwe invalshoeken voor klinische interventie. Een belangrijk methodologisch punt in modeleerstudies is de specificiteit van de resultaten. De voorgaande simulaties met het DIVA model (zie hoofdstukken 2 en 3) illustreren dat verschillende tekortkomingen vergelijkbare gevolgen kunnen hebben. Gedurende de ontwikkeling is er interactie tussen de verschillende cognitieve verwerkingsniveaus (“verticaal”) en tussen de verschillende delen van het sensomotorische systeem (“horizontaal”). Hierdoor is een zekere overlap van stoornissen onoverkomelijk. Om te beslissen tussen de twee hypothe180
Samenvatting in het Nederlands sen (gebrekkige somatosensorische informatie en verhoogde neurale ruis) zijn metingen van spraakproductie onder specifiek gemanipuleerde omstandigheden nodig, bijvoorbeeld een gedragsexperiment waarin auditieve feedback wordt gemaskeerd onder omstandigheden van wel en geen articulatorische perturbatie. De modeleerstudies suggereren verder dat het vertragen van de articulatie en daardoor het faciliteren van auditieve feedback, kinderen met SOD zou kunnen helpen bij het aanleren van motorcommando’s. In het DIVA model leidt zwakke feedforward controle tot een overmatige steun op het feedback controle subsysteem. Door het systeem genoeg tijd te geven om auditieve feedback te gebruiken (zoals door de articulatie te vertragen), kunnen anderszins nadelige gevolgen van overmatige steun op feedback worden geneutraliseerd. Dit mechanisme werd geïllustreerd door een eenvoudige computersimulatie met de parameters van DIVA gesteld op overmatige steun op feedback in combinatie met een vertraagde articulatiesnelheid. De resultaten toonden dat het model minder herhalingen nodig heeft voor asymptotisch leren wanneer de articulatiesnelheid is vertraagd. Deze bevindingen suggereren dat het vertragen van de articulatie onder specifieke omstandigheden een nieuwe invalshoek kan zijn voor klinische interventie bij SOD. De bevindingen van dit proefschrift verdiepen en verbreden het inzicht in de cognitieve en neurologische processen die betrokken zijn bij spraakontwikkelingsstoornissen, de relatie tussen kernstoornis en compensatoire aanpassingen, en hoe deze zich uiten in de symptomatologie (primaire symptomen en afgeleide symptomen). Er is een specifieke relatie tussen de ontwikkeling van spraakmotoriek en fonologie, en derhalve een sterke associatie tussen stoornissen in deze twee domeinen. Fonologische representaties zijn dynamische, gelaagde structuren die auditieve, motorische, somatosensorische en lexicale informatie bevatten (e.g., Edwards, Fourakis, Beckman, & Fox, 1999; Maassen, Nijland, & Terband, 2010; Perrier, 2005). Bij verschillende spraakontwikkelingsstoornissen is een grote overlap in symptomatologie derhalve eerder regel dan uitzondering en bovendien veranderen de klinische symptomen gedurende de ontwikkeling (Maassen, 2002; Stackhouse, 1992). Deze aspecten maken het stellen van de juiste diagnose en het opstellen van het juiste behandelplan een precaire zaak die vraagt om een individuele aanpak die zich richt op het beschrijven van dynamische symptoomprofielen, in plaats van groepsclassificatie op basis van enkele diagnostische kenmerken (Maassen et al., 2010). Voor elk individueel kind dienen alle relevante factoren in kaart te worden gebracht, op basis waarvan het specifieke onderliggende probleem kan worden afgeleid. Deze aanpak vereist gedetailleerde kennis van de symptomatologie en de relatie tussen de ontwikkeling van spraakmotoriek en fonologie in spraakontwikkelingsstoornissen. De kennis die is verzameld in de huidige onderzoekslijn beslaat een breed palet aan aspecten van spraakproductie en biedt een theoretische basis om de individuele aanpak gebaseerd op dynamische symptoomprofielen in praktijk te brengen.
Bibliografie ASHA (2007). Childhood Apraxia of Speech [technical report]. American Speech-Language-Hearing Association. Available from www.asha.org/policy. Broomfield, J., & Dodd, B. (2004). Children with speech and language disability: caseload character-
181
Samenvatting in het Nederlands istics. International Journal of Language and Communication Disorders, 39, 1-22. Dehaene-Lambertz, G., Hertz-Pannier, L., & Dubois, J. (2006). Nature and nurture in language acquisition: anatomical and functional brain-imaging studies in infants. Trends in Neurosciences, 29(7), 367-373. Guenther, F.H. (1994). A neural network model of speech acquisition and motor equivalent speech production. Biological Cybernetics, 72(1), 43-53. Guenther, F.H., Ghosh, S.S., & Tourville, J.A. (2006). Neural modeling and imaging of the cortical interactions underlying syllable production. Brain and Language, 96(3), 280-301. Law, J., Boyle, J., Harris, F., Harkness, A., & Nye, C. (2000). Prevalence and natural history of primary speech and language delay: findings from a systematic review of the literature. International Journal of Language and Communication Disorders, 35(2), 165-188. Maassen, B. (2002). Issues contrasting adult acquired versus developmental apraxia of speech. Seminars in Speech and Language, 23(4), 257-266. Maassen, B., Nijland, L., & Terband, H. (2010). Developmental models of Childhood Apraxia of Speech In B. Maassen & P.H.H.M. Van Lieshout (Eds.), Speech motor control: New developments in basic and applied research (pp. 243-258). Oxford: Oxford University Press. McKinnon, D.H., McLeod, S., & Reilly, S. (2007). The prevalence of stuttering, voice, and speechsound disorders in primary school students in Australia. Language, Speech, and Hearing Services in Schools, 38(1), 5-15. Nijland, L. (2003). Developmental apraxia of speech: deficits in phonetic planning and motor programming. Doctoral Dissertation, University of Nijmegen, Nijmegen, the Netherlands. Rosen, S., & Iverson, P. (2007). Constructing adequate non-speech analogues: what is special about speech anyway? Developmental Science, 10(2), 165-168. Sebastián-Gallés, N. (2007). Biased to learn language. Developmental Science, 10(6), 713-718. Shriberg, L.D., Tomblin, J.B., & McSweeny, J.L. (1999). Prevalence of speech delay in 6-year-old children and comorbidity with language impairment. Journal of Speech, Language, and Hearing Research, 42, 1461-1481. Thoonen, G. (1998). Developmental apraxia of speech in children: Quantitative assessment of speech characteristics. Doctoral Dissertation, University of Nijmegen, Nijmegen, the Netherlands. Thoonen, G., Maassen, B., Gabreëls, F., & Schreuder, R. (1994). Feature analysis of singleton consonant errors in developmental verbal dyspraxia (DVD). Journal of Speech and Hearing Research, 37(6), 1424-1440. Van Lieshout, P.H.H.M., Bose, A., Square, P.A., & Steele, C. M. (2007). Speech motor control in fluent and dysfluent speech production of an individual with apraxia of speech and Broca’s aphasia. Clinical Linguistics & Phonetics, 21(3), 159-188.
182
Samenvatting in het Nederlands Van Lieshout, P.H.H.M., & Moussa, W. (2000). The assessment of speech motor behavior using electromagnetic articulography. The Phonetician, 1, 9-22. Van Lieshout, P.H.H.M., Rutjens, C.A.W., & Spauwen, P.H.M. (2002). The Dynamics of Interlip Coupling in Speakers With a Repaired Unilateral Cleft-Lip History. Journal of Speech, Language, and Hearing Research, 45(1), 5-19. Vouloumanos, A., & Werker, J.F. (2007a). Listening to language at birth: evidence for a bias for speech in neonates. Developmental Science, 10(2), 159-164. Vouloumanos, A., & Werker, J.F. (2007b). Why voice melody alone cannot explain neonates’ preference for speech. Developmental Science, 10(2), 169-171.
183
