Leven met intersekse/DSD Jantine van Lisdonk
Bijlagen Bijlage A Verkenning mogelijkheden voor kwantitatief onderzoek
2
Bijlage B Tabel prevalentie intersekse/DSD
13
Bijlage C Agendering mensenrechtenkwesties rondom intersekse/DSD door organisaties
14
1
Bijlage A A.1
Verkenning mogelijkheden voor kwantitatief onderzoek
Nut en noodzaak
Onderzoek naar de ervaringen van mensen met intersekse/DSD vanuit een niet-medisch perspectief is nog steeds schaars. De Raad van Europa, onderzoek op verzoek van de Europese Unie en belangenorganisaties wijzen op het gebrek aan gedegen kennis uit onderzoek onder mensen met intersekse/DSD (o.a. COC 2013; NNID 2013; Agius en Tobler 2012; Raad van Europa 2013). Ook medici concluderen in een breed gedragen publicatie, dat de klinische wereld zich sterk richt op gender en genitale verschijning, terwijl stigma en de ervaringen binnen en buiten de medische omgeving veel essentiëlere kwesties kunnen zijn voor betrokkenen zelf (Hughes et al. 2006). Callens et al. stellen eveneens vast in de eerste grootschalige Nederlandse op de patiënt georiënteerde studie onder mensen met intersekse/DSD, dat er meer onderzoek nodig is naar de gevolgen van sociale stigmatisering (2012a). Kortom, de roep om onderzoek naar de ervaringen van mensen met intersekse/DSD vanuit een niet-medisch perspectief lijkt groter te worden. Tot nu toe is er nog nooit een dergelijk grootschalig kwantitatief onderzoek verricht, noch in Nederland noch internationaal. Informatie over de leefsituatie van mensen met intersekse/DSD in Nederland is schaars en vooral afkomstig van kleinschalige, soms conditiespecifieke kwalitatieve studies (o.a. Sanches en Wiegers 2010, over kinderen met AGS; Kalsbeek en Platteel 2012, over patiënten met het Klinefelter Syndroom; Van Heesch over de relatie tussen levensverhalen en medische narratieven over intersekse, te verschijnen als dissertatie medio 2014). Bij op de patiënt georiënteerd kwantitatief onderzoek worden in vragenlijsten vaak wel enkele vragen over nietmedische onderwerpen opgenomen, zoals zelfbeeld en welbevinden, maar uit gesprekken met de onderzoekers van deze studies blijkt dat rapportage over de leefsituatie niet altijd hoge prioriteit heeft, al zien zij wel het belang 1 hiervan in. Dit verkennende onderzoek heeft in kaart gebracht op welke vlakken mensen met intersekse/DSD problemen kunnen krijgen in de leefsituatie. Er is gekeken naar de persoonlijke beleving en de relatie met de sociale omgeving. Van enkele aspecten kon worden vastgesteld dat zich daar problemen voordoen, bijvoorbeeld rondom zelfacceptatie en zelfbeeld, welbevinden, gebrek aan openheid, ongewenste bejegening en gebrekkige informatieverstrekking. Ook bleek dat over sommige thema's nog weinig bekend is. Een voorbeeld is de wijze waarop en in hoeverre non-acceptatie, discriminatie en belemmeringen in de participatie voorkomen (al heeft dit ten dele te maken met de kleine en selectieve groep personen met intersekse/DSD die is geïnterviewd). Tevens is onduidelijk welke factoren samenhangen met het welbevinden en met participatie. Verder was op basis van dit verkennende onderzoek niet vast te stellen in welke mate zich bepaalde problemen voordoen. Ook is het mogelijk dat door de beperkte omvang van het onderzoek knelpunten buiten zicht zijn gebleven. Er kon niet worden gekeken naar verschillen tussen groepen, bijvoorbeeld tussen generaties en condities. Grootschalig surveyonderzoek zou daarin meer inzicht kunnen bieden. Hier verkennen we de voorwaarden en concrete mogelijkheden van survey-onderzoek naar de leefsituatie van mensen met intersekse/DSD. Allereerst geven we in paragraaf A.2 suggesties voor thema’s die aan bod zouden moeten komen. Vervolgens gaan we in paragraaf A.3 in op methodologische kwesties rondom de afbakening van de doelgroep, aandacht voor subgroepen, mogelijke wervingsmethoden, bereikbaarheid en non-respons. In paragraaf A.4 komen drie concrete mogelijkheden voor het doen van survey-onderzoek aan de orde, waarbij de voor- en nadelen worden weergeven. Tot slot geven we in paragraaf A.5 suggesties voor onderwerpen waar, naast kwantitatief onderzoek onder de doelgroep, ook meer kennis op het gebied van intersekse/DSD wenselijk zou zijn.
A.2
Thema’s voor onderzoek onder de doelgroep
Met het oog op een mogelijk kwantitatief onderzoek naar de leefsituatie, vatten we samen wat uit het verkennende onderzoek naar voren is gekomen over problematische aspecten en thema's waarover weinig bekend is en die relevant zouden kunnen zijn. Dit vullen we aan met indicatoren die gebruikelijk zijn in 2
onderzoek onder andere minderheden, zoals LHBT'ers (lesbische vrouwen, homoseksuele mannen, biseksuele mensen en transgenders) en migranten. Met de laatste groepen komt overeen dat personen te maken kunnen krijgen met negatieve beeldvorming, non-acceptatie, discriminatie en belemmeringen in de participatie. Relevante thema's rondom de persoonlijke beleving zijn ‘de ontdekking’ van de conditie en de eigen reactie daarop. Bij sommige condities speelt ook acceptatie van de uiterlijke verschijning en van onvruchtbaarheid een rol, evenals gevolgen voor het zelfbeeld als man of vrouw. Hoe gaan personen die niet open zijn, om met het dragen van een geheim en wat zijn hun copingstrategieën. Hebben personen goede informatie en begeleiding gehad? Hoe is de beleving van de eigen gezondheid en het welbevinden en welke factoren hangen hiermee samen? In eerder onderzoek onder LHBT'ers is gebleken dat psychosociaal en fysiek welbevinden, eenzaamheid, perceptie van de eigen gezondheid en geluk goede indicatoren zijn om hiervan een indruk te krijgen (o.a. Keuzenkamp 2012; Keuzenkamp et al. 2012; Kuyper 2013). Rondom de sociale omgeving is het wel of niet open zijn over de conditie evenals het aanpassen of vermijden van situaties een belangrijk thema gebleken. Verder is duidelijk geworden dat onwenselijke bejegening en negatieve voorvallen vanwege de conditie voorkomen. Een goed overzicht van de vorm, mate en context (o.a. persoonlijke omgeving, instanties, medische praktijk) waarin dat zich voordoet ontbreekt. Verder is onduidelijk of mensen met intersekse/DSD ervaren dat ze met non-acceptatie of discriminatie te maken krijgen. Een gebrekkig beeld bestaat eveneens rondom participatie in opleiding, werk en vrije tijd. In hoeverre is er sprake van een verminderde deelname, hogere uitval, verminderde prestaties en een minder plezierige beleving van opleiding, werk en vrije tijd? Maken mensen met intersekse/DSD andere keuzes voor werk, opleiding en vrije tijd als gevolg van hun conditie? Is eventueel verminderde participatie vooral een gevolg van conditiespecifieke kenmerken of ook van (verwachte) ongewenste reacties? Zijn er verschillen tussen mensen die wel en geen medische behandeling hebben gehad? Net zoals onderzoek onder LHB’ers uitwijst dat contact met andere LHB’ers bevorderlijk kan zijn voor de psychosociale gezondheid (Kuyper 2011; Meyer 2003), zou bekeken kunnen worden of er een dergelijke relatie is bij personen met intersekse/DSD. Dit verkennende onderzoek laat zien dat patiëntenorganisaties aan een belangrijke behoefte van de geïnterviewde mensen voldoen, maar er kon geen vergelijking gemaakt worden tussen mensen die hier wel en geen ervaring mee hebben. Ook is onbekend gebleven of iedereen met intersekse/DSD op de hoogte is van het bestaan van deze organisaties, een gelijke toegang heeft, behoefte heeft aan contact met anderen en hoe zij dit contact waarderen. Typisch voor intersekse/DSD is dat er een duidelijke medische kant is, al varieert de aard en ernst van medische behandelingen sterk tussen condities. In op de patiënt georiënteerde onderzoeken is er daarom aandacht voor het medische verleden en hoe personen dit hebben beleefd. Toch kan onderzoek vanuit een niet op de patiënt georiënteerd perspectief een duidelijke meerwaarde hebben. Allereerst is de vraag in hoeverre patiëntgeoriënteerd onderzoek een volledig beeld kan geven van de ervaringen van mensen met intersekse/DSD met de medische praktijk, omdat ze afhankelijk zijn van artsen en dus wellicht een vertekend beeld geven bij het rapporteren van negatieve voorvallen. Ook kan de groep die meedoet specifiek zijn (zie § A.3.3). Verder wordt in patiënt-georiënteerd onderzoek doorgaans in retrospectief gevraagd hoe personen behandelingen hebben 2 ervaren. Wat minder aandacht krijgt, is de visie die mensen hebben op de behandeling met het oog op de huidige 3 en toekomstige praktijk. Het ligt gevoelig om mensen met intersekse/DSD hierover te bevragen, maar deze informatie kan tot belangrijke inzichten leiden.
A.3
Methodologische kwesties
Voor grootschalig survey-onderzoek onder mensen met intersekse/DSD is een voorwaarde dat de afbakening van de doelgroep duidelijk is en dat de volledige doelgroep een gekende kans heeft om deel te nemen aan het onderzoek. Wanneer dat niet het geval is, kunnen gepresenteerde uitkomsten een vertekening geven of een beeld van een selectie van de doelgroep opleveren. Voor grootschalig onderzoek is het dus nodig om een heldere definitie van de doelgroep te geven, te weten wie in beeld is en wie geworven kan worden. Bij het uitvoeren van een survey-onderzoek onder personen met intersekse/DSD is de afbakening van de doelgroep en het verkrijgen 3
4
van een niet-selectieve deelnemersgroep met een behoorlijk omvang van belang. We lichten dit hieronder toe en laten de uitdagingen en mogelijkheden zien. We benadrukken dat een deel van de uitdagingen die we hier noemen typerend zijn voor onderzoek onder kleine populaties, onzichtbare groepen en minderheden en als zodanig niet uitzonderlijk zijn. A.3.1 Afbakening en definiëring van de doelgroep Het ligt het meest voor de hand om voor de bepaling van de doelgroep uit te gaan van de afbakening voortkomend uit de Consensus Statement (Hughes et al. 2006). Deze afbakening is inmiddels gemeengoed onder Nederlandse medici en belangenorganisaties (§ 2.3). Weliswaar is er in de praktijk een klein grijs gebied wanneer bijvoorbeeld een hypospadie ‘ernstig’ genoeg is om onder DSD geschaard te worden. Ook zijn er binnen enkele patiëntenorganisaties discussies of hun conditie onder intersekse/DSD geschaard moet worden. Ze distantiëren zich bijvoorbeeld liever van andere intersekse/DSD-condities (die in hun ogen wezenlijk anders zijn) of er liggen gevoeligheden rondom het gebruik van de term intersekse of DSD. Toch is ondanks de grote verschillen tussen condities gebleken dat er gedeelde problemen, raakvlakken en belangen zijn. In het huidige stadium van oriënteren en in beeld krijgen van de problematiek, wordt aangeraden om de doelgroep breed te houden en vooraf geen condities bij voorbaat uit te sluiten. Bij een kwantitatief survey-onderzoek onder de doelgroep ligt het vooral om praktische redenen voor de hand om dit te richten op volwassenen met intersekse/DSD. Bij jongeren onder 16 jaar is toestemming van de ouders nodig en dat ligt gevoelig, mede omdat ouders soms moeite hebben met de conditie van hun kind. Bepaalde condities en problemen komen bovendien pas op (jong)volwassen leeftijd aan het licht, waardoor een onderzoek onder (uitsluitend) kinderen en jongeren specifieke problemen in de leefsituatie niet in kaart zou brengen. Tegelijkertijd is het van belang dat er meer kennis komt over de ervaringen van kinderen en jongeren met intersekse/DSD en die van hun ouders, omdat informatie hierover nog zeer schaars is (COC 2013). Daar was binnen dit verkennende onderzoek weinig ruimte voor. In paragraaf A.5.1 besteden we wel meer aandacht aan deze groep. A.3.2 Selectiviteit: verborgen populaties, uitsluiting en non-respons In termen van survey-onderzoek kan de populatie intersekse/DSD worden aangeduid als een verborgen populatie. Verborgen betekent hier dat het onmogelijk of in ieder geval zeer inefficiënt is om een goede deelnemersgroep te werven uit de populatie van mensen met intersekse/DSD. Er bestaat geen compleet administratiebestand waarin alle personen met intersekse/DSD in Nederland zijn opgenomen en als zodanig zijn aangeduid. Een landelijk survey-onderzoek waarbij door middel van bepaalde screeningsvragen moet worden vastgesteld of iemand intersekse/DSD heeft, is mogelijk maar de steekproefgrootte moet van behoorlijke omvang zijn vanwege de geschatte prevalentie van 0,5% personen met intersekse/DSD van de totale bevolking (§ 2.5). Uitsluiting slaat op personen die wel tot de populatie van mensen met intersekse/DSD behoren, maar die niet in beeld zijn en die we dus niet kunnen uitnodigen voor onderzoek. Te denken valt aan mensen met intersekse/DSD die niet opgespoord kunnen worden met de gehanteerde wervingskanalen. Wanneer personen uitgesloten zijn heeft dit effect op de mogelijke samenstelling van de deelnemersgroep en dat kan de uitkomsten van het onderzoek vertekenen wanneer deze personen andere ervaringen en visies hebben rondom belangrijke thema’s. Van de personen waarvan bekend is dat ze intersekse/DSD hebben en die wel uitgenodigd kunnen worden, zal lang niet iedereen willen meewerken aan een onderzoek. Dit zijn de zogenaamde non-respondenten. Als deze groep niet dezelfde mening heeft als degenen die wel deelnemen aan het onderzoek, is dit een probleem. Het kan zijn dat personen minder snel meedoen als ze nooit iets vervelends hebben meegemaakt (deelname is weinig van belang voor henzelf), juist hele negatieve ervaringen hebben gehad (deelname is te pijnlijk) of wanneer ze veel moeite hebben met hun eigen conditie (deelname is te confronterend). Non-respons kan ook verwacht worden bij mensen die zichzelf weinig affiliëren met intersekse/DSD of hun eigen conditie. Soms is de kans op non-respons sterker onder bepaalde groepen. Uit gesprekken met professionele deskundigen is gebleken dat naast kinderen en jongeren (§ 5.5.1), twee groepen naar verwachting minder bereid zijn deel te nemen aan onderzoek. Allereerst is dat het geval bij mannen. Dit is een algemeen fenomeen in survey-onderzoek maar het kan hier nog sterker spelen omdat, parallel aan homoseksualiteit en gender non-conformiteit, kwesties 4
rondom sekse en genitaliën buitengewoon gevoelig liggen bij mannen. De patiëntenorganisaties voor specifieke intersekse/DSD-condities die zich op mannen richten, lijken minder naar buiten te treden dan organisaties voor condities die (vooral) bij vrouwen voorkomen. Of schaamte of het taboe bij mannen groter is dan bij vrouwen zou onderzoek moeten uitwijzen. Een andere subcategorie die waarschijnlijk moeilijker deelneemt, is de groep migranten. Ook bij deze groep is dit een algemeen fenomeen bij survey-onderzoek (zie bv. Kappelhof 2010), maar hier speelt als extra factor dat thema’s rondom sekse, gender, seksualiteit en onvruchtbaarheid binnen bepaalde migrantengroepen gevoelig liggen. Wanneer deze groepen niet deelnemen aan het survey-onderzoek kan dit effect hebben op de uitkomsten omdat uit internationale studies en gesprekken met Nederlandse medische professionals bekend is, dat sommige vormen van intersekse/DSD vaker voorkomen bij migrantengroepen vanwege genetische variaties en een groter aantal huwelijken binnen de familie. Tot slot is het van belang dat de samenstelling van de deelnemersgroep overeenkomt met de populatiesamenstelling van intersekse/DSD-condities. Wanneer een conditie relatief veel voorkomt in Nederland, maar personen met deze conditie nauwelijks aan het onderzoek deelnemen, zullen uitkomsten van het onderzoek waarschijnlijk een vertekend beeld opleveren voor de totale populatie van mensen met intersekse/DSD, zeker als de aard en de intensiteit van de ervaren problemen sterk varieert tussen de verschillende condities. Aangezien de populatie verborgen is, is het niet mogelijk om deze uitkomsten door middel van weging te corrigeren. De samenstelling van de populatie is immers onbekend. Hierdoor is het eens te meer van belang dat wordt gestreefd naar werving die een mogelijke selectiviteit van de deelnemersgroep zo veel mogelijk beperkt. A.3.3 De voor- en nadelen van verschillende wervingsmethoden voor survey-onderzoek De bovenstaande inventarisatie maakt duidelijk dat de samenstelling van de deelnemersgroep van belang is voor het verkrijgen van betrouwbare resultaten. Uit eerder Nederlands onderzoek onder patiënten met intersekse/DSD bleek dat de werving lastig kan zijn, mede door de gevoelige thema’s die aan bod komen (Callens et al. 2012a). Toch lukte het Sanches en Wiegers om na de nodige inspanning een hoge respons te krijgen voor hun onderzoek onder kinderen en jongeren met adrenogenitaal syndroom (AGS) (2010). Hier geven we voor vier mogelijke wervingsmethodes onder verborgen populaties aan, wat de ervaringen zijn, wie bereikt kunnen worden en wat de beperkingen zijn voor de verwachte deelnemersgroep. Achtereenvolgens kijken we naar patiënt-georiënteerde werving, werving via zelfaanmelding (convenience sample), respondent-driven sampling (RDS) en werving via een panel. Patiënt-georiënteerde wervingsmethode In onderzoek vanuit medische centra die gespecialiseerd zijn in DSD is patiënt-georiënteerde werving gangbaar. Hierbij wordt geworven binnen de eigen patiëntenbestanden, eventueel uitgebreid met patiëntenbestanden van andere gespecialiseerde medische centra (maar zelden streekziekenhuizen of huisartsen). Soms wordt via (een beperkt aantal) patiëntenorganisaties geworven. Kenmerkend voor patiënt-georiënteerd onderzoek is dat potentiële deelnemers meestal worden aangeschreven en benaderd vanuit hun ‘patiënt-zijn’. Dit heeft als voordeel dat medisch kan worden vastgesteld of deelnemers een vorm van DSD hebben, zodat alleen gediagnosticeerde patiënten in het onderzoek zitten. De samenstelling van de patiëntenbestanden is bekend zodat van de uiteindelijke samenstelling van deelnemersgroep bekend is of dit een goede weerspiegeling is van de personen in het bestand. Een eerste nadeel van de patiënt-georiënteerde wervingsmethode is echter dat bij medische centra niet iedereen met intersekse/DSD bekend is of kan worden gevonden. Er zijn wel administratiegegevens van patiënten met intersekse/DSD, maar op voorhand is duidelijk dat niet alle personen met intersekse/DSD hierin zijn opgenomen. Medisch gespecialiseerde centra hebben enkele honderden patiënten met intersekse/DSD in kaart, terwijl op basis van de prevalentie-indicatie (§ 2.5) wordt geschat dat er in Nederland ongeveer 80.000 mensen met intersekse/DSD zijn. Allereerst worden personen uitgesloten die niet op de hoogte zijn van hun conditie. Van het syndroom van Klinefelter is bijvoorbeeld bekend dat een aanzienlijk deel van de jongens en mannen niet weet dat ze dit syndroom hebben. Het is niet gezegd dat ze geen klachten hebben, maar een goede diagnose is uitgebleven. Van sommige condities is bekend dat het stellen van de exacte diagnose lastig kan zijn, waardoor mensen niet altijd herkend worden als behorend tot de groep van mensen met intersekse/DSD. Een groep die eveneens wordt 5
uitgesloten, betreft mensen die (later) in hun leven geen medische behandeling meer nodig hebben en volledig uit zicht van medische centra en patiëntenorganisaties zijn. Verder kunnen oudere mensen niet bekend zijn met hedendaagse benamingen van condities en kunnen mensen zich niet aangesproken voelen in aankondigingen voor onderzoek. Een tweede nadeel betreft de kans op selectieve non-respons. Deze wervingsmethode benadert personen met intersekse/DSD vanuit een medisch perspectief waardoor de kans bestaat dat personen met afwijkende meningen over onderzoeksthema’s niet wensen mee te werken. Te denken valt aan mensen die traumatische ervaringen bij medische behandelingen hebben opgedaan (o.a. veel artsen om het bed, foto’s maken van de genitaliën, als ‘bijzonder geval' worden gezien). Een tweede groep betreft personen die zich geen patiënt voelen en niet als zodanig benaderd willen worden. Uit het onderzoek van Sanches en Wiegers kwam naar voren dat het gevoelig ligt om in onderzoek te spreken over ‘patiënten’ en 'ziekte'; dat leidde tot non-respons (2010). Ook zullen de personen die ziekenhuisvrees hebben ontwikkeld of die geen medische diagnostiek of testen willen ondergaan (bv. bloedonderzoek, gynaecologisch onderzoek, chromosomaal onderzoek, echo of botscan), minder snel meedoen via een patiënt-georiënteerde wervingsmethode. Dit leidt mogelijk tot vertekening omdat de deelnemers en niet-deelnemers verschillen voor wat betreft de onderzoeksvragen. Samenvattend kan worden gesteld dat de grootste uitdagingen bij het gebruik van een patiënt-georiënteerde wervingsmethode voor survey-onderzoek onder mensen met intersekse/DSD liggen bij selectieve non-respons en de uitsluiting van specifieke intersekse/DSD-subgroepen. Zelfaanmelding als wervingsmethode Een andere methode is de convenience sample, waarbij mensen doorgaans via zelfaanmelding in het onderzoek belanden. Om een grote en gevarieerde samenstelling van de deelnemersgroep te verkrijgen wordt bij deze wervingsmethode op veel en diverse wervingskanalen ingezet, zoals kranten, tijdschriften, televisie en sociale media. Ook kan via de sneeuwbalmethode aan mensen worden gevraagd om anderen die tot de doelgroep behoren, te vragen om deel te nemen aan het onderzoek. Deze methode heeft als voordeel dat, in vergelijking met uitsluitend patiënt-georiënteerde werving, het patiënt zijn niet op de voorgrond staat. Dit kan een daling van de medisch gerelateerde weigeringen tot gevolg hebben wat de selectiviteit van de deelnemersgroep ten goede komt. Wel zullen ook hier bepaalde personen niet bereikt kunnen worden. Zo ligt het bij een convenience sample onder mensen met intersekse/DSD voor de hand om potentiële deelnemers in eerste instantie via patiëntenorganisaties te bereiken, maar niet iedereen is aangesloten bij een patiëntenorganisatie. Sommigen voelen zich geen patiënt, ervaren geen grote problemen (meer) of er is gewoonweg geen patiëntenorganisatie voor de specifieke conditie. Bovendien kan niet worden uitgesloten, dat er mensen aan het onderzoek zullen deelnemen bij wie niet door medici is vastgesteld welke intersekse/DSD-conditie ze hebben. Er zijn bijvoorbeeld transgenderpersonen die zich identificeren als mensen met een intersekseconditie, terwijl ze volgens de medische afbakening niet tot deze groep behoren. In dit geval betreft de deelnemersgroep dus deelnemers die zichzelf zien als iemand met een intersekse/DSD-conditie. Het is daarnaast aanbevelingswaardig om bij een convenience sample ook via medische centra te werven middels posters, flyers en attenderen door artsen. Daarbij dient rekening gehouden te worden met de privacy van patiënten. Het is onduidelijk in hoeverre toestemming van elk medisch centrum en goedkeuring van een medisch-ethische commissie per medisch centrum nodig zijn voor passieve of actieve werving. De visies hierop zijn niet eenduidig en de Europese richtlijnen bieden eveneens weinig houvast. Wanneer per medisch centrum toestemming en goedkeuring is vereist, vertraagt en belemmert dit de werving via deze kanalen. In een concreet onderzoek van het NIVEL onder jonge patiënten met AGS bleken diverse medische centra bereid om ouders tijdens spreekuren per brief op de hoogte te brengen van hun onderzoek (Sanches en Wiegers 2010). Tot slot moet vermeld dat er bij convenience sample geen sprake is van non-respons omdat het zelfaanmelding betreft. Wel is mogelijk dat bepaalde personen zich eerder aanmelden dan andere groepen en dat dit samenhangt met het onderwerp van het onderzoek. Samenvattend kan worden gesteld dat de grootste uitdagingen bij deze wervingsmethode onder mensen met intersekse/DSD liggen bij het bereiken van bepaalde groepen, de relatie
6
tussen degenen die zich zelf aanmelden en het onderzoeksthema en de mogelijke opname van personen die volgens de definitie niet tot de intersekse/DSD-populatie behoren. Respondent-driven sampling (RDS) Een derde wervingsmethode is respondent-driven sampling (RDS) (Heckathorn 1997; Salganik & Heckathorn 2004; Volz & Heckathorn 2008). RDS is een geavanceerde sneeuwbalmethode die soms bij survey-onderzoek onder verborgen populaties kan worden ingezet. RDS is bijvoorbeeld recentelijk toegepast bij een survey-onderzoek onder transgenderpersonen (Keuzenkamp 2012). Bij RDS werft men via de netwerken van deelnemers aan het onderzoek 5 6 en houdt men rekening met informatie over de netwerken. Wanneer aan de voorwaarden wordt voldaan, is het grote voordeel van deze wervingsmethode dat men voor de invloed van selectiviteit van de deelnemersgroep op de uitkomsten van een survey-onderzoek kan corrigeren. Bij intersekse/DSD zijn er echter voor veel condities patiëntenorganisaties, maar daarbuiten lijken mensen niet regelmatig met elkaar contact te zoeken. Er is sprake van gedeelde problemen, maar niet van een sterke identificatie. Dit maakt het onwaarschijnlijk dat aan de voorwaarden voor RDS wordt voldaan, hetgeen RDS geen voor de hand liggende wervingsmethode maakt bij deze doelgroep. Werven via een panel De laatste methode die we hier uitlichten betreft het werven via een panel. Daarbij wordt in een groot bestaand panel een screeningsvraag (bent u of kent u....) gesteld om mensen die tot de doelgroep behoren op te sporen. Deze groep wordt vervolgens gevraagd of ze willen deelnemen aan een onderzoek rondom een specifiek thema. In principe verschilt het werven via een panel niet van een convenience sample. Ten opzichte van zelfaanmelding heeft het als mogelijk voordeel dat hier weinig samenhang is tussen de reden om deel te nemen aan het panel en het hebben van intersekse/DSD. In dit opzicht is de selectiviteit van de potentiële deelnemersgroep wellicht kleiner dan bij de voorgaande wervingsmethoden. Wanneer personen wel tot de doelgroep blijken te behoren maar niet wensen mee te doen, dan is er soms de mogelijkheid om enigszins te corrigeren. Er is namelijk vaak achtergrondinformatie over de panelleden beschikbaar. Zelfselectie en selectieve non-respons blijven ook hier een uitdaging. Werven via een groot panel kan een aardig aantal deelnemers opleveren, maar waarschijnlijk onvoldoende om alleen op deze methode te steunen. Oplossing? Een combinatie Wanneer men in onderzoek onder mensen met intersekse/DSD een zo groot mogelijke deelnemersgroep onder de gehele doelgroep wil bereiken, lijkt een combinatie van wervingsmethoden voor de hand te liggen. Dit is ook gedaan bij het onderzoek naar transgenderpersonen (Keuzenkamp 2012). Bij mensen met intersekse/DSD kan gedacht worden aan een convenience sample met werving via patiëntenorganisaties, medische kanalen, algemene kanalen, de sneeuwbalmethode en eventueel werving via een groot bestaand panel.
A.4
Concrete mogelijkheden voor grootschalig kwantitatief onderzoek
Bij aanvang van dit verkennende onderzoek werd wat betreft de mogelijkheid om de leefsituatie van mensen met intersekse/DSD in kaart te brengen door grootschalig kwantitatief onderzoek, allereerst gedacht aan nieuw op te zetten survey-onderzoek. Deze optie werken we allereerst uit. Gedurende dit verkennende onderzoek deden zich echter twee mogelijkheden voor om aan te haken bij lopend en bestaand patiënt-georiënteerd onderzoek. Deze mogelijkheden zullen we eveneens beschrijven. Tot slot maken we een afweging welke van de drie opties het beste zou zijn. A.4.1 Nieuw onderzoek opzetten Een voordeel van nieuw opgezet onderzoek is dat heel gericht en uitgebreid naar aan de leefsituatie gerelateerde thema’s kan worden gevraagd. Te denken valt aan de thema's die in paragraaf A.2 zijn genoemd. Bovendien kan een insteek die niet patiënt-gericht is, er wellicht toe leiden dat groepen die zich geen patiënt voelen, geen
7
medische testen willen ondergaan of die ziekenhuisvrees hebben ontwikkeld, wel meewerken waardoor een minder selectieve samenstelling van de deelnemersgroep ontstaat. Bij de werving voor nieuw onderzoek zal een combinatie van wervingsmethoden tot de meest optimale deelnemersgroep leiden met het oog op omvang en minimalisering van de selectiviteit. Op basis van dit verkennende onderzoek, waarvoor met enkele patiëntenorganisaties contact is gelegd, verwachten we dat zij bereid zijn om mee te werken aan verspreiding van een dergelijk onderzoek. Eventueel zou ook kunnen worden ingezet op aanpalende kanalen gericht op onvruchtbaarheidsproblematiek en transgenderpersonen, omdat in deze netwerken eveneens mensen met intersekse/DSD aanwezig zijn. De bereidheid van medische centra om mee te werken is binnen het bestek van dit onderzoek niet verkend. Indien toestemming per centrum en goedkeuring van een medisch-ethische commissie per medisch centrum vereist is, wordt werving via medische centra erg tijdrovend en complex. Het is te verwachten dat bij nieuw opgezet onderzoek waarbij gebruik wordt gemaakt van vele wervingskanalen, de grootte van de deelnemersgroep hoger ligt dan bij de patiënt-georiënteerde onderzoeken. Ook is de kans groot dat minder specifieke groepen zullen worden uitgesloten. Zo bleek bij eerder onderzoek onder LHB-jongeren die via convenience samples zijn geworven, dat algemene kanalen zoals sociale media en websites niet het merendeel van de deelnemers oplevert, maar dat hierdoor subgroepen beter werden bereikt, bijvoorbeeld biseksuele jongeren en LHB-jongeren die volledig in de kast zitten (Van Lisdonk en Van Bergen 2010). Evenzo kan een groot panel onder de Nederlandse bevolking een mooie aanvulling zijn als extra vijver om in te ‘vissen’. De samenstelling van de deelnemersgroep kan dus kwalitatief beter zijn dan bij patiënt-georiënteerd onderzoek, maar er zal sprake blijven van enige selectiviteit bijvoorbeeld door zelfaanmelding of omdat niet iedereen van de populatie weet heeft van de conditie. De deelnemersgroep zal bestaan uit mensen die zichzelf beschouwen als iemand met een intersekse conditie of DSD (of een specifieke vorm), en niet bij wie dit medisch is vastgesteld. Ten slotte moet in het oog worden gehouden dat de doelgroep van beperkte omvang is en dat een kleine groep niet overvraagd moet worden door onderzoekers (Callens 2014). We verwachten echter dat bij een deel van de potentiële deelnemers de bereidheid om mee te werken groot zal zijn, omdat er nog weinig gelegenheid is geweest om in onderzoek ervaringen rondom de leefsituatie kenbaar te maken. De indruk tijdens het verkennende onderzoek was dat het weliswaar niet eenvoudig is om mensen met intersekse/DSD op te sporen, maar dat degene die meededen heel bereidwillig waren en het belang van onderzoek en meer kennis over intersekse/DSD hoog in het vaandel hadden. A.4.2 Data-analyse op lopend Europees onderzoek dsd-LIFE In de tweede helft van 2013 zijn de voorbereidingen gestart voor de uitvoering van de Europese studie dsd-LIFE, waarbij in zes landen (o.a. Nederland) vanuit medisch, psychologisch en ethisch perspectief onderzoek wordt gedaan onder mensen met intersekse/DSD. Alle vormen van DSD vallen onder het onderzoek. De doelen zijn als 7 volgt : − Het verbeteren van de behandeling en begeleiding van mensen met intersekse/DSD. Er is veel aandacht voor de langetermijneffecten op het gebied van gezondheid, kwaliteit van leven, seksueel functioneren en psychisch welzijn, met als belangrijkste doel om Europese richtlijnen te ontwikkelen voor behandeling en zorg. − Het nagaan van de tevredenheid over de behandeling van patiënten, alsook hun ideeën over hoe de maatschappij (de mensen in de gezondheidszorg in het bijzonder) reageert op hun aandoening. − Informeren en onderwijs geven over de behoeften en zorg van deze personen. Het onderzoek wordt in Nederland uitgevoerd door Radboudumc en VU Medisch Centrum. Het Erasmus MC is geïnformeerd over deze studie en heeft haar medewerking toegezegd voor zover dit het eigen onderzoek niet belemmert. De werving van deelnemers vindt plaats in 2014. Het onderzoek bestaat uit schriftelijke vragenlijsten, een gesprek over de medische kanten van de conditie en medische testen. Deelnemers dienen minimaal 16 jaar oud te zijn. Werving vindt uitsluitend plaats via enkele gespecialiseerde medische centra, aangevuld met attenderen via patiëntenverenigingen. Het onderzoek richt zich dus voornamelijk op patiënten die bekend zijn bij de gespecialiseerde medische centra. Het beoogde aantal deelnemers voor het gehele Europese onderzoek wordt geschat op circa duizend mensen. 8
In de vragenlijsten komen enkele aspecten rondom de leefsituatie aan bod. Er zijn items over de openheid naar anderen, stigma en schaamte, het sociale netwerk, ervaren acceptatie en steun, het psychosociale welbevinden, behandeling door artsen en ethische kwesties. Een voordeel van dit onderzoek is dat er zo veel mogelijk wordt gewerkt met internationaal gevalideerde schalen, de onderwerpen zijn dus al vaker op deze manier bevraagd, hetgeen vergelijkingen met andere studies mogelijk maakt. Deze schalen hebben vaak een algemeen karakter en zijn niet specifiek gericht op ervaringen van mensen met intersekse/DSD. Begin 2015 zijn de data beschikbaar voor analyse. Het ligt weinig voor de hand dat de deelnemende Nederlandse medische centra uitgebreid rapporteren over de sociale thema’s die in de vragenlijst aan bod komen. Er lijkt ruimte te zijn voor een samenwerking tussen medische centra en sociaalwetenschappelijke onderzoeksinstituten om hierover te rapporteren. Dsd-LIFE biedt de mogelijkheid om een summier beeld te geven van de leefsituatie van patiënten met intersekse/DSD in Nederland, maar een aantal aan leefsituatie gerelateerde thema’s die in dit verkennende onderzoek zijn geïdentificeerd, zullen niet uitgebreid of niet aan bod komen. Achtergronden en gevolgen waarom mensen niet open zijn over hun conditie, aanpassingsgedrag, belemmeringen in de participatie, en welbevinden gerelateerd aan stigma, geheimhouding en (mogelijke) ongewenste reacties in de omgeving zullen bijvoorbeeld buiten beeld blijven. Een ander nadeel is de kans op een selectieve deelnemersgroep, omdat deze zich voornamelijk beperkt tot patiënten. Sommige groepen zijn dus uitgesloten waardoor de uitkomsten een mogelijk vertekend beeld geven van de populatie. Bovendien kan het feit dat het onderzoek door medische centra wordt uitgevoerd, met een sterke focus op medisch-psychologische aspecten, leiden tot selectieve non-respons, hetgeen eveneens een selectieve deelnemersgroep en mogelijk vertekende uitkomsten tot gevolg kan hebben (zie § A.3.3). Hoewel dit onderzoek sterk medisch-psychologisch georiënteerd is, wordt de mogelijkheid opengehouden dat een niet-medisch onderzoeksinstituut een bijdrage zou kunnen leveren in de werving van deelnemers. Dit zou interessant kunnen zijn, omdat dan ook via andere, niet-medische kanalen aandacht wordt gegenereerd voor dit onderzoek. Een sociaalwetenschappelijk onderzoeksinstituut kan zich anders positioneren en kan deelnemers over de streep trekken die bereid zijn om een vragenlijst in te vullen, maar die liever wegblijven van de medische praktijk en geen uitgebreid medisch onderzoek willen. Ook is er een potentieel aan deelnemers te werven dat weet heeft van de eigen conditie, maar niet verbonden is aan medische centra of het beperkte aantal patiëntenorganisaties. Zij zouden alleen de schriftelijke vragenlijsten kunnen invullen. De deelnemersgroep wordt daardoor groter en mogelijk minder selectief. A.4.3 Secundaire data-analyse op eerste grote Nederlands DSD-studie De eerste grootschalige Nederlands DSD-studie onder een groot aantal patiënten met DSD vond plaats tussen 2007 en 2010. Het richtte zich op de langetermijnuitkomsten van de seksuele ontwikkeling, het psychosociaal welbevinden, en de fysieke en psychologische ontwikkeling van vrouwen en mannen met DSD. De focus lag zowel op medische als psychologische aspecten rondom behandelingen, uiterlijke verschijning, functioneren en seksualiteit. Deze studie werd uitgevoerd in een samenwerkingsverband van Erasmus MC, Radboudumc en VUMC, gecoördineerd door het Erasmus MC. De werving heeft plaatsgevonden via drie medische centra. Er participeerden 109 vrouwen met DSD en 14 mannen met DSD. Patiënten onder 14 jaar, patiënten met non-mozaïcismevormen van syndromen van Turner of Klinefelter, en patiënten met een verstandelijke beperking konden niet aan het onderzoek deelnemen. Dit gold ook voor mensen bij wie de medische situatie nog niet goed in kaart was gebracht en die geen toestemming gaven om ten tijde van het onderzoek verder medisch onderzoek te verrichten. Aanvankelijk richtte het onderzoek zich ook op kinderen en adolescenten. Het is de onderzoekers echter nauwelijks gelukt adolescenten te werven; ouders wilden hun kind niet aan een dergelijke studie laten deelnemen. Naast medische follow-up, zijn er in dit onderzoek psychologische vragenlijsten verspreid en semigestructureerde interviews bij de deelnemers afgenomen. Medische follow-up richtte zich op de huidige lichamelijke situatie, gynaecologische of urologische klachten, cosmetische aspecten en seksualiteit. In de psychologische vragenlijsten kwamen genderontwikkeling, seksualiteit en psychosociaal welbevinden aan bod. Thema’s waren de mate van openheid tegenover diverse mensen, kwaliteit van leven, gedrags- en emotionele problemen, ziektecognitie, 9
evaluatie over voorlichting die patiënten hebben gekregen over de conditie, tevredenheid over de behandeling, en ethische kwesties. In de semigestructureerde interviews is onder andere ingegaan op de eigen beleving van DSD, reacties in de omgeving, psychoseksueel functioneren, sociale aanpassing, zelfbeeld en coping met onvruchtbaarheid (Callens et al. 2012a; Callens et al. 2012b). Het is niet bekend hoe uitgebreid naar deze thema’s is gevraagd. Over dit onderzoek zijn reeds publicaties verschenen (o.a. diverse artikelen die zijn opgenomen in de 8 proefschriften van Callens (2014) en Van der Zwan (2013)). De nadelen van deze optie zijn vergelijkbaar met die van dsd-LIFE. Niet alle relevante thema’s komen (uitgebreid) aan bod, zoals participatie en de impact op sociale relaties. Als gevolg van de patiënt-georiënteerde deelnemersgroep is er sprake van uitsluiting en kans op selectieve non-respons waardoor een vertekend beeld kan ontstaan. Dit laatste wordt ook onderkend door de onderzoekers (Callens 2014). Wel hebben ze vastgesteld dat non-respondenten in sociaaldemografische kenmerken en type conditie niet van mensen verschilden die wel hebben geparticipeerd. Tot nu toe is er weinig aandacht geweest voor aan leefsituatie gerelateerde thema’s, al staan de onderzoekers hiervoor open (zie voetnoot 1). De mogelijkheid om secundaire data-analyse uit te voeren op deze thema’s zou kunnen worden verkend. Rapportage zal in dat geval naar alle waarschijnlijkheid plaatsvinden in samenwerking met het Erasmus MC; daar zijn de onderzoekers werkzaam die de interviews hebben afgenomen. Een voordeel is dat de data per direct beschikbaar zijn. A.4.4 Afwegingen en conclusie over mogelijkheden voor grootschalig kwantitatief onderzoek De beste optie voor grootschalig kwantitatief onderzoek lijkt het opzetten van nieuw survey-onderzoek, waarbij een combinatie van wervingsmethoden wordt ingezet en het niet-medische karakter wordt benadrukt. Wel is het cruciaal dat medische centra bereid zijn mee te werken in de werving. Wanneer alle wervingskanalen goed benut kunnen worden, zal de deelnemersgroep groter en meer divers zijn ten opzichte van de twee patiëntgeoriënteerde onderzoeken. Bovendien is er dan volledige aandacht voor aan leefsituatie gerelateerde thema’s. Ook is er naar verwachting minder sprake van vertekening van uitkomsten rondom ervaringen met de medische praktijk. Een niet-selectieve deelnemersgroep is bij deze doelgroep bij geen enkel onderzoek haalbaar. Dat geldt overigens vaker in onderzoek. Van belang is vooral dat ingeschat kan worden wat de beperkingen zijn, zodat in de rapportage rekening wordt gehouden met de reikwijdte van de uitkomsten. Op basis van dit verkennende onderzoek hebben we dat aardig in kaart kunnen brengen. Nieuw onderzoek is tegelijkertijd de duurste optie, omdat bij die variant alle stadia moeten worden opgezet en uitgevoerd, waaronder een uitgebreide wervingsfase. Dit geldt niet voor de twee andere varianten waarin de activiteiten zich zouden beperken tot het uitsluitend uitvoeren van extra analyses en daarover rapporteren. Ook is de doorlooptijd bij de andere twee varianten korter dan bij nieuw op te zetten onderzoek. Wanneer men minder belang hecht aan het beeld over niet-patiënten en een uitgebreid onderzoek naar de leefsituatie, kan worden volstaan met een selectie van thema's; dan is een ‘light-versie’ via analyse op het lopende dsd-LIFE of de eerste Nederlands DSD-studie ook een optie. In dat geval blijven thema’s als participatie en impact op sociale relaties onderbelicht. Bij dsd-LIFE zou bovendien serieuzer kunnen worden verkend op welke manier extra deelnemers buiten de medische kaders zijn te werven; de werving van deelnemers voor dit onderzoek is nog gaande. Ten slotte merken we op dat analyses van surveydata vooral beperkt zullen blijven tot beschrijvende analyses vanwege het verwachte aantal deelnemers. Ook dient in de analyse en rapportage rekening te worden gehouden met het feit dat de ervaringen van mensen met verschillende condities sterk kunnen variëren.
A.5
Overige suggesties voor onderzoek
Hoewel door het ministerie alleen gevraagd is om de mogelijkheden te inventariseren voor grootschalig kwantitatief onderzoek, kwamen er tijdens deze verkennende studie ook enkele andere suggesties voor onderzoek naar voren die we niet onopgemerkt willen laten. A.5.1 Onderzoek onder kinderen Allereerst werd door meerdere professionele deskundigen erop gewezen, dat onderzoek onder kinderen met intersekse/DSD en hun ouders wenselijk zou zijn. Juist kinderen en hun ouders hebben meestal recente 10
ervaringen met de medische praktijk en zoeken vaak nog naar een manier om de conditie een plek te geven in hun leven. De rapportage van het COC over de leefwereld en rechten van LHBTI-kinderen wees op het gebrek aan onderzoek onder kinderen met intersekse/DSD, terwijl er indicaties zijn dat hun positie niet altijd rooskleurig is (2013). In Nederland is behalve het onderzoek onder kinderen en jongeren met AGS (Sanches en Wiegers 2010), bij ons geen ander landelijk onderzoek bekend onder kinderen met intersekse/DSD. Ongetwijfeld speelt mee dat onderzoek onder de jonge groep lastig is. Zoals eerder vermeld, bemerkten onderzoekers van de eerste Nederlands studie naar DSD dat jongeren vaak niet mee willen doen en dat ook ouders terughoudend zijn. In dit verkennende onderzoek is de stem van kinderen of hun ouders evenmin gehoord. Via professionele deskundigen kwam het belang van meer kennis over hun ervaringen wel duidelijk aan het licht. Wanneer onderzoek onder kinderen en jongeren wordt overwogen, zou de relatie met ouders een centraal thema moeten zijn. Uit verschillende bronnen blijkt namelijk dat het belang van ouders en dat van kinderen op gespannen voet kunnen staan. Juist op vroege leeftijd van het kind worden bij bepaalde condities beslissingen genomen over medisch onomkeerbare behandelingen. Met het oog op lichamelijke integriteit van het kind heeft de Raad van Europa recentelijk aan lidstaten verzocht om onderzoek te verrichten naar de situatie van kinderen met intersekse (2013). Aandacht voor onnodige medische of chirurgische behandeling, zelfbeschikking van deze kinderen en adequate zorgverlening aan deze kinderen en hun families verdient daarbij de aandacht (Raad van Europa 2013). Aangezien de ervaringen van kinderen en jongeren met intersekse/DSD nog minder in beeld zijn dan die van volwassenen en er hierbij meer gevoeligheden kunnen spelen, zou gedacht kunnen worden aan een oriënterende kwalitatieve studie onder kinderen en jongeren, hun ouders en professionele deskundigen door middel van individuele gesprekken en/of focusgroepgesprekken. Patiëntenorganisaties en medische centra zouden de meest voor de hand liggende wervingskanalen vormen om met kinderen, jongeren en hun ouders in contact te komen. A.5.2 Medisch-ethische en juridische kwesties onder de loep In hoofdstuk 3 en 4 van het rapport zijn enkele medisch-ethische kwesties aan bod gekomen (o.a. genitale operaties en prenatale diagnostiek), evenals in bijlage C. Binnen het bestek van dit verkennende onderzoek zijn die thema’s wel benoemd, maar was er geen ruimte om grondig onderzoek hiernaar te verrichten. Diepgaander kwalitatief onderzoek zou bijvoorbeeld kunnen ingaan op concrete ervaringen en visies van mensen die ermee te maken krijgen. Tijdens de uitvoering van dit onderzoek is door de Universiteit Utrecht een onderzoek gestart naar de mogelijkheden van het juridisch onbepaald laten van het geslacht. De rapportage hierover zal later in 2014 plaatsvinden.
A.6
Conclusie
In deze bijlage zijn de voorwaarden voor grootschalig kwantitatief onderzoek naar de leefsituatie van mensen met intersekse/DSD geïnventariseerd, evenals concrete varianten om dergelijk onderzoek uit te voeren. Er zijn suggesties gegeven voor de afbakening van de doelgroep en de inhoud van dergelijk onderzoek. Het werd duidelijk dat de werving van potentiële deelnemers aandacht behoeft en dat selectiviteit van de deelnemersgroep niet is uit te sluiten. De beperking rondom de selectiviteit van de deelnemersgroep in ogenschouw nemende, wordt verwacht dat grootschalig kwantitatief onderzoek haalbaar is. Er zijn drie concrete mogelijkheden voor onderzoek beschreven en de voor- en nadelen hiervan zijn in kaart gebracht. Noten 1
2
3 4
Onderzoekers van het Erasmus MC zijn bezig met het publiceren van een artikel over het psychosociaal welbevinden van patiënten met DSD. Dit gaat over psychische klachten, zelfwaardering, kwaliteit van leven, ziektecognitie (hoe mensen over hun aandoening denken) en vermoeidheidsklachten. Onderzoek laat bovendien zien dat mensen hun ervaringen nogal uiteenlopend beoordelen wanneer personen gelijktijdig of retrospectief wordt bevraagd (Kahneman 2011). In de lopende studie dsd-LIFE is hier enige aandacht voor. Zie ook paragraaf A.4.2. Deelnemersgroep komt overeen met de nettosteekproef. De brutosteekproef is hetzelfde als personen die worden gevraagd om deel te nemen. Degene die niet deelnemen, vormen de non-respons.
11
5
6
7 8
Er wordt informatie verzameld over de rekruteringsketen, bijvoorbeeld wie heeft wie uitgenodigd om mee te doen en hoeveel personen met dezelfde eigenschappen (hier bv. het aantal personen met dezelfde intersekse/DSD-conditie) kent de deelnemer. Deze informatie wordt vervolgens gebruikt om de verzamelde gegevens te wegen en een algemene uitspraak te kunnen doen over de gehele doelgroep. De voorwaarden waaraan moet worden voldaan, zijn bijvoorbeeld dat iedereen uit de populatie met elkaar in contact kan worden gebracht via een enkel netwerk. Ook moeten personen uit de populatie elkaar kunnen herkennen als behorende tot de populatie. De doelen zijn overgenomen uit de flyer voor potentiële deelnemers, maar bondiger weergegeven. De data verzameld over het sociaal welbevinden worden thans nog uitgewerkt en zullen binnenkort worden gepubliceerd.
12
Bijlage B
Tabel prevalentie intersekse/DSDa bron en uitleg berekening
conservatieve prevalentieb
ruimere prevalentieb
intersekse/DSD met ambigue genitaliën waaronder AGS, PAOS, partiële gonadale dysgenesie en partiële vormen van testosteron biosynthese defecten (o.a. 5alfa-RD2 en 17beta-HSD3)
Bron: Hughes et al. 2006. Dit is 1:4500. Deze prevalentie wordt algemeen aanvaard door Nederlandse en internationale wetenschappers, het NNID en enkele patiëntenorganisaties.
0,022
0,022
CAOS
Bron: Boehmer et al. 1999. Range AOS tussen 1:40.8001:99.000, incidentie in Nederland. Van deze prevalenties is 9/10 gehanteerd, aangezien circa 10% daarvan PAOS betreft (Blackless et al. 2000) en deze conditie is opgenomen in de berekening van DSD met ambigue genitaliën.
0,0009
0,002206
XY-gonadale dysgenesie (Swyer syndroom)
Bron: Michala et al. 2008, 1:80.000 mensen. Gehanteerd door het NNID. NB: www.erfelijkheid.nl gaat uit van 1:30.000 mensen o.b.v. http://ghr.nlm.nih.gov/condition/swyer-syndrome. Aangezien de originele bron niet is vermeld en dus niet kon worden geraadpleegd, laten we deze prevalentie buiten beschouwing.
0,001250
0,001250
MRK
Bron conservatieve prevalentie: Aittomaki et al. 2001, 1:5000 meisjes, incidentie in Finland. Deze prevalentie wordt ook door Nederlandse medici genoemd. Bron ruimere prevalentie: Folch et al. 2000, range tussen 1:4000-1:5000 meisjes.
0,0100
0,011111
hypospadie
Bron: Pierik et al. 2002, 26/10.000 voor nieuwgeborenen (jongens+meisjes), incidentie in Rotterdam van hypospadie m.u.v. hypospadie in de regio van de glans i.v.m. te mild. Het totaal inclusief milde vormen is 38/10.000.
0,2600
0,2600
micropenis
Buiten beschouwing gelaten wegens te veel overlap met andere condities.
X
X
47, XXY (syndroom van Klinefelter)
bron: Gooren en De Ronde 2006, tussen 1:600-1:700 jongens in Nederland, waarvan de helft wordt gediagnosticeerd. Bron ruimere prevalentie: Morris et al. 2008, 1:580 jongens. De patiëntenorganisatie en enkele Nederlandse medici noemen een prevalentie van 1:500.
0,0714
0,0862
45, X (syndroon van Turner)
bron conservatieve prevalentie: 1:2500 meisjes is bekend, prevalentiecijfer o.a. Callens 2014; internationale studies, http://turners.nichd.nih.gov/; http://www.erasmusmc.nl/alkgcs/3469011/1297367/4041764/UitlegTurner; ondergrens op http://www.erasmusmc.nl/huge/51023/177434/2224931/289253 4/3433622. Bron ruime prevalentie: Gravholt 2005, 50:100.000 levendgeboren meisjes, incidentie in Denemarken.
0,020
0,0250
47, XYY
Bron: Morris et al. 2008, 1:1000 jongetjes.
0,050
0,050
47, XXX
Bron: Morris et al. 2008, 1:1000 meisjes.
0,050
0,050
totale prevalentie (%)
0,4858
0,5078
aantal mensen in de Nederlandse bevolking (%*16.800.000)
81.616
85.306
andere intersekse/DSD condities
Bron: SCP a
b
Aannames bij berekening: uitsluitend levendgeborenen; aanname dat de prevalentie in de tijd gelijk is gebleven (i.v.m. publicatiedatum en generatie-effecten); prevalenties uit Nederlandse studies prevaleren boven internationale studies; bij internationale publicaties, de aanname dat prevalenties vergelijkbaar zijn met Nederland; voor het berekenen van de prevalentie onder de bevolking wordt uitgegaan van een 50%/50% sekse ratio van mannen en vrouwen; bij de aanname dat personen niet twee vormen van intersekse/DSD hebben, worden de prevalenties opgeteld; in geval van twijfel over de betrouwbaarheid van bronnen zijn geen prevalenties opgenomen. Weergegeven als percentage over de Nederlandse bevolking.
13
Bijlage C
Agendering mensenrechtenkwesties rondom intersekse/DSD door organisaties
In de laatste jaren is de agendering van intersekse/DSD met het oog op mensenrechtenschendingen door mensenrechteninstanties en belangenbehartigers in een stroomversnelling geraakt. Organisaties als de Raad van Europa (2013), de speciale VN-rapporteur (Méndez, Verenigde Naties 2013), ministers van Buitenlandse Zaken van de Raad van de Europese Unie (2013) en de mensenrechtencommissaris van de Raad van Europa (2014) nemen de roep van belangenbehartigers en activisten zoals de Europese afdeling van de International Lesbian, Gay, Bisexual, Trans and Intersex Association (ILGA-Europe) en Organisation Intersex International Europe (OII Europe) steeds serieuzer en hebben recentelijk aandacht gevestigd op de mensenrechtenpositie van mensen met intersekse/DSD. We geven hier drie voorbeelden. In de niet-bindende intentieverklaring die op de International Day Against Homophobia and Transphobia in mei 2014 is ondertekend door vertegenwoordigers van zeventien Europese landen, onder wie de Nederlandse minister van Onderwijs, Cultuur en Wetenschap, erkennen deze ondertekenaars het volgende: 'We welcome international initiatives taken to promote human rights of LGBTI persons.' De ondertekenaars spreken onder andere de volgende intenties uit: '8 welcome international initiatives aimed at increasing the level of knowledge on the human rights situation of intersex persons; 10 adopt measures to promote equality of LGBTI persons at the national level, and support the adoption of strategies at the regional and international level when appropriate; 12 cooperate with and consult non-governmental organisations defending the human rights of lesbian, gay, bisexual, trans and intersex persons on the adoption and implementation of measures that may have an impact on the human rights of LGBTI persons and ensure that all civil society actors working on LGBTI rights issues are afforded a safe and enabling environment, in law and practice, to carry out their legitimate functions and operate free from hindrance and insecurity' (Declaration of Intent 2014) De Raad van Europa verzoekt in een resolutie dat lidstaten: 'Undertake further research to increase knowledge about the specific situation of intersex people, ensure that no-one is subjected to unnecessary medical or surgical treatment that is cosmetic rather than vital for health during infancy or childhood, guarantee bodily integrity, autonomy and self-determination to persons concerned, and provide families with intersex children with adequate counselling and support.' (Raad van Europa 2013: 2) De speciale VN-Rapporteur Méndez inzake foltering en andere wrede, onmenselijke of onterende behandeling of bestraffing roept alle staten op: 'To repeal any law allowing intrusive and irreversible treatments, including forced genital- normalizing surgery, involuntary sterilization, unethical experimentation, medical display, “reparative therapies” or “conversion therapies”, when enforced or administered without the free and informed consent of the person concerned. He also calls upon them to outlaw forced or coerced sterilization in all circumstances and provide special protection to individuals belonging to marginalized groups.' (Méndez, Verenigde Naties 2013: 23). Mensenrechtenkwesties rondom intersekse/DSD richten zich vooral op twee doelen (o.a. Karkazis 2008; Vilain 2006). Ten eerste worden medische praktijken aan de kaak gesteld die raken aan zelfbeschikking, lichamelijke integriteit en autonomie. Ten tweede wordt gestreefd naar bevordering van de acceptatie van intersekse/DSD, verankering in juridische kaders en verandering in bewustwording in de samenleving en medische praktijken. De positie van kinderen neemt hierbij een speciale plaats in. Zij vormen een potentieel kwetsbare groep, omdat medische behandelingen soms op vroege leeftijd plaatsvinden en hun autonomie en weerbaarheid in het geding kunnen zijn (COC 2013; Raad van Europa 2013). Medisch-ethische kwesties rondom intersekse/DSD die door organisaties en onderzoekers worden geagendeerd gaan onder andere over onomkeerbare operaties aan de uitwendige genitaliën waarvan de medische 14
noodzakelijkheid ontbreekt en waar geen toestemming is gevraagd aan de persoon zelf; operaties aan de inwendige genitaliën met sterilisatie als gevolg; prenatale diagnostiek met de mogelijke optie van zwangerschapsbeëindiging; pre-implantatie genetische diagnostiek (PGD) met mogelijke gevolgen voor de embryoselectie; hormoonverstrekking aan zwangere vrouwen bij wie de kans bestaat dat de aanstaande baby een meisje met AGS is; medische behandelingen en juridische procedures ter bevordering van bevruchting of vormgeving aan een kinderwens (o.a. COC 2013; NNID 2013; Karkazis 2008; Mensenrechtencommissaris van de Raad van Europa 2014; Tamar-Mattis 2013; Wiesemann et al. 2010). Met het oog op antidiscriminatie wegens intersekse/DSD vragen belangenbehartigers vooral aandacht voor de volgende twee kwesties. Allereerst is er nog weinig zicht op hoe vaak en op welke terreinen op grond van intersekse/DSD ervaren discriminatie, angst voor discriminatie en negatieve houdingen in de bevolking voorkomen. In onderzoeken en rapporten die het thema discriminatie aan de orde stellen, wordt vooral geconcludeerd dat er weinig of geen informatie beschikbaar is (Agius en Tobler 2012; COC 2013). De tweede kwestie is in hoeverre mensen met intersekse/DSD beschermd worden door wetgeving op het gebied van antidiscriminatie. In het Europese juridische kader is er aandacht voor bescherming tegen discriminatie op grond van sekse, genderidentiteit en genderexpressie, maar het blijft onduidelijk hoe de grond ‘sekse’ opgevat moet worden en of mensen met intersekse/DSD daaronder vallen (Agius en Tobler 2012; COC 2013). Agius en Tobler stelden in 2012 vast, dat zich op Europees niveau nog geen juridische zaken hebben aangediend rondom discriminatie op grond van intersekse/DSD, waardoor toetsing nog niet heeft plaatsgevonden (2012). Er zijn in het buitenland enkele voorstellen en concrete voorbeelden, hoe intersekse/DSD als grond een duidelijke plaats kan krijgen binnen juridische kaders. Intersekse/DSD zou bijvoorbeeld ondergebracht kunnen worden bij bestaande gronden als sekse, gender, seksuele oriëntatie en genderidentiteit. Ook kan een nieuwe grond worden geïntroduceerd, zoals de intersekse-status in Australië. Ten slotte wordt intersekse/DSD in verband gebracht met de kwestie voor ruimere opvattingen omtrent geslachtsregistratie. De recente wetswijziging in Duitsland die het onbepaald laten van het juridische geslacht mogelijk maakt, heeft in Nederland tot media-aandacht geleid over het juridisch kader dat wij hanteren. Het Nederlands Burgerlijk Wetboek biedt de mogelijkheid om bij twijfel over het geslacht van een kind, in de geboorteakte te vermelden dat dit niet kon worden vastgesteld (BW 1:19d). In de praktijk zal na verloop van tijd altijd door artsen een geslacht worden toegekend, omdat algemeen wordt verondersteld dat het openlaten tot onnodige stigmatisering leidt. Wanneer het geslacht moeilijk te bepalen is en het destijds vastgestelde geslacht onjuist is gebleken, biedt het Burgerlijk Wetboek de mogelijkheid tot wijziging van de geslachtsregistratie via het zogenoemde ‘misslagartikel’ (BW 1:24). Het bij de geboorteaangifte opgegeven geslacht kan dan worden gewijzigd. Op dit moment voert een onderzoeksteam van de Universiteit Utrecht een onderzoek uit naar de juridische mogelijkheden en consequenties van het onbepaald laten van het geslacht. Er wordt nagegaan welke juridische en mogelijk sociaal-maatschappelijke gevolgen er kunnen ontstaan bij het niet registreren of onbepaald laten van het geslacht. Hoewel de kwestie van geslachtsregistratie vooral relevant is voor transgenderpersonen, kunnen juridische wijzigingen ook gevolgen hebben voor een (klein) deel van de groep met intersekse/DSD met ambigue uiterlijke kenmerken of uiterlijke kenmerken die incongruent zijn aan het juridische geslacht. Er zijn voorbeelden uit andere landen waar men bij geslachtsvermelding opties zoals X (niet vermeld of onbepaald), VM of MV overweegt of erkent. Nederlandse belangenbehartigers stellen dat Nederland geen voorloper is op het gebied van de agendering van mensenrechtenkwesties en maatschappelijke zichtbaarheid rondom intersekse/DSD (COC 2013; NNID 2013). In landen als Australië, Engeland en Duitsland is er meer maatschappelijk debat, zichtbaarheid en aandacht vanuit juridisch perspectief. Ook is in een aantal landen een commissie, raad of werkgroep ingesteld, met als doel standpunten of adviezen te formuleren over medisch-ethische kwesties rondom intersekse/DSD (Deutscher Ethikrat 2012; Swiss National Advisory Commission 2012; Wiesemann et al. 2010). Ten opzichte van veel andere landen zijn er in Nederland wel voor een behoorlijk aantal intersekse/DSD-condities patiëntenorganisaties en zij bieden onder andere weerbaarheidsbevordering en lotgenotencontact aan betrokkenen. 15